Torbiel odosobniona kości oczodołu i zatoki czołowej

DONIESIENIA KLINICZNE
Jolanta GAWLIK
Jacek SK£ADZIEÑ
Jerzy STACHURA
Romana TOMASZEWSKA
Joanna SZPOR
Krzysztof OLEŒ
Jerzy TOMIK
Torbiel odosobniona koœci oczodo³u
i zatoki czo³owej: charakterystyka klinicznomorfologiczna
trzech przypadków
Cystis of the orbital bone and orbital sinus: clinical and
morphological characteristics of the three cases
Katedra i Klinika Otolaryngologii,
Uniwersytet Jagielloñski Collegium Medicum,
Kraków
Kierownik:
Prof. dr hab. n. med. Jacek Sk³adzieñ
Dodatkowe s³owa kluczowe:
torbiel odosobniona
koœci
Additional key words:
solitary cyst
bone
Wprowadzenie: Torbiel odosobniona
koœci rzadko lokalizuje siê w koœciach
twarzoczaszki. Cel pracy: W
pracy zaprezentowano obraz kliniczny,
radiologiczny oraz histopatologiczn¹
diagnostykê ró¿nicow¹ schorzenia.
Materia³ i metody: W pracy przedstawiono
trzech pacjentów: 51-letniego
mê¿czyznê z torbiel¹ zatoki czo³owej,
29-letniego mê¿czyznê oraz 46-letni¹
kobietê: u obojga zmiany zlokalizowane
by³y w koœci oczodo³u. Histologicznie
obraz u wszystkich chorych by³
podobny. Stwierdzono torbielowato
uformowane fragmenty unaczynionej
tkanki ³¹cznej w³óknistej z licznymi
szczelinami cholesterolowymi, makrofagami
ob³adowanymi hemosyderyn¹
oraz nielicznymi komórkami wieloj¹drowymi.
Wnioski: Torbiel odosobniona
koœci mo¿e pojawiaæ siê w koœciach
otaczaj¹cych oczodó³, a szczególnie
w koœci czo³owej. Operacyjne
leczenie torbieli daje bardzo dobry rezultat
otolaryngologiczny, okulistyczny
kosmetyczny. Na podstawie badania
MR lub CT mo¿na wysun¹æ podejrzenie
cysty samotnej koœci, ale ostatecznie
badanie histopatologiczne jest
niezbêdne dla potwierdzenia diagnozy
wstêpnej.
Background: Solitary bone cyst is
rarely situated in facial bones. Aim: We
discuss clinical view, results of radiological
examinations and differential
histopathological diagnostics of
cases. Results: We present 3 cases of
patients: 51 year old man with cyst in
frontal sinus; 29 year old man and 46
year old woman - both with changes
in bones of the orbit. In all the cases
results of histopathological examinations
were similar. Cystic-shape pieces
of vascularizated connective tissue
were observed. Multiple cracks filled
with cholesterol, macrophages with
hemosiderin and occasionally multinuclear
cells were noticed. Conclusions:
Solitary bone cyst may be located in
the periorbital bone, especially frontal.
Excellent laryngological, optic and
cosmetic results are results of the surgery.
Suspicious of the solitary bone
cyst is possible due to MR or CT
imaging, but final diagnosis must be
confirm by histological examination.
Adres do korespondencji:
Lek. med. Jolanta Gawlik
Katedra i Klinika Otolaryngologii CM UJ
w Krakowie
ul. Œniadeckich 2, 31-531 Kraków
Tel.: +48 12 424-79-00
e-mail:jolgaw@vp.pl
Wstêp
Torbiel odosobniona koœci lub torbiel
prosta koœci (cystis solitaris) jest nienowotworow¹
zmian¹ torbielowat¹, z regu³y jednokomorow¹
pozbawion¹ wyœció³ki nab³onkowej,
wype³nion¹ surowiczym p³ynem.
Najczêœciej powstaje w przynasadach koœci
d³ugich (w koœci udowej i ramiennej). W
typowej lokalizacji zmiana ta najczêœciej jest
rozpoznawana w pierwszych dwóch dekadach
¿ycia. Opisywano rzadkie przypadki u starszych
pacjentów w koœci biodrowej, skokowej i
piêtowej. Torbiel prosta koœci mo¿e lokalizowaæ
siê równie¿ w koœci krzy¿owej i krêgos³upie, a
tak¿e koœciach twarzoczaszki [1].
Celem pracy jest optymalizacja leczenia
chorych z torbiel¹ odosobnion¹ zlokalizowan¹
w koœciach twarzy.
Materia³ i metody
W Klinice Otolaryngologii UJ CM w Krakowie w latach
2003-2005roku operowano trzech pacjentów: 1.
pacjentkê B.K.V. 46-letni¹, przyjêt¹ z rozpoznaniem
wstêpnym Tu orbitae sin. oraz dwóch mê¿czyzn: 2. pacjenta
P.W. 29-letniego, rozpoznanie przy przyjêciu Tu
orbitae sin.) 3. pacjenta J.N. 52-letniego, rozpoznanie
wstêpne: Mucocoelae sinus frontalis dex.
Opis przypadku 1
Pacjentka B-K V. l.46 przyjêta do Kliniki w styczniu
2003roku z rozpoznaniem Tu orbitae sin., do diagnostyki
i leczenia guza lewego oczodo³u. Guz pojawi³ siê 3
miesi¹ce wczeœniej. Dolegliwoœci zg³aszane przez pacjentkê
to widoczny guz lewego oczodo³u z obrzêkiem
powiek oka lewego, obrzêk spojówki ga³kowej oka lewego
w dolnej czêœci, wylew krwawy w spojówce ga³kowej
oka lewego czêœci odskroniowej i dolnej.
W badaniu przedmiotowym stwierdzono w obrêbie
bocznego k¹ta oczodo³u lewego badalny twardy guz
nieprzesuwalny wzglêdem obramowania oczodo³u. Ruchomoœæ
ga³ki ocznej zachowana, jedynie ograniczone
by³o odwodzenie lewej ga³ki ocznej. W konsultacji okulistycznej
stwierdzono, ¿e ruchy oka lewego s¹ zachowane
w pe³nym zakresie, poza niewielkim ograniczeniem
odwodzenia, bez diplopii.
W badaniu MR oczodo³ów ujawniono dobrze ogra-
1000 Przegl¹d Lekarski 2009 / 66 / 11 J. Gawlik i wsp.

niczony proces ekspansywny, zlokalizowany w czêœci
bocznej lewego oczodo³u, w topografii do³u gruczo³u ³zowego.
Zmiana o wymiarach 21x17x21mm., o niejednorodnym
w przewadze hyperintensywnym sygnale, z
drobnymi hypointensywnymi strefami we wnêtrzu. Guz
uciska³ i przemieszcza³ do przodu ga³kê oczn¹. Œciœle
przylega³ on do miêœni prostego górnego i bocznego
oraz przemieszcza³ miêsieñ prosty boczny przyœrodkowo
i ku do³owi. Nerw wzrokowy i pozosta³e miêœnie sto¿-
ka prawid³owe. Dobocznie zmiana powodowa³a scieñczenie
i drobne ubytki w przylegaj¹cych strukturach kostnych
oczodo³u. Opisana zmiana odpowiada³a najpewniej
cholesterol granuloma.
W trakcie operacji oczodo³u (modo Kroenlein sin.)
stwierdzono obecnoœæ torbieli wype³nionej brunatnymi
z³ogami, czêœciowo twardymi. Cystê, czêœciowo na ostro,
a czêœciowo na têpo usuniêto w ca³oœci. Frez¹ wyg³adzono
brzegi oczodo³u, stwierdzaj¹c zrzeszotnienie kostne
w kierunku œrodkowego do³u czaszkowego. W badaniu
histopatologicznym stwierdzono w œcianie zachy³kowato
uformowanej tkanki ³¹cznej obfite nacieki z
makrofagów zawieraj¹cych hemosyderynê, skupienia
nacieków limfatycznych, puste przestrzenie po wyp³ukanych
kryszta³ach cholesterolu oraz rozleg³e wylewy
krwawe. W sumie obraz jak cystis solitaris.
Opis przypadku 2
Pacjent P.W. lat 29 przyjêty do Kliniki w styczniu
2005 roku, z rozpoznaniem: Tu orbitae sin. Skar¿y³ siê
na bóle g³owy po stronie lewej oraz wytrzeszcz ga³ki
ocznej, zmniejszenie ostroœci wzroku i dwojenie przy
patrzeniu w górê. Dolegliwoœci te pojawi³y siê 6 miesiêcy
wczeœniej i stopniowo narasta³y. Badaniem przedmiotowym
stwierdzono rozdêcie brzegu oczodo³u po stronie
lewej z obrzêkiem powieki górnej oczodo³u.
Wynik badania TK oczodo³ów: w górnym zewnêtrznym
kwadrancie lewego oczodo³u uwidoczniono proces
ekspansywny o charakterze torbieli z zawartoœci¹ o
wysokiej gêstoœci, wielkoœci 29 x 14 x 27mm. o g³adkich
konturach zewnêtrznych, cieniuj¹cy w badaniu podstawowym
oko³o 30 j.H , nie wzmacniaj¹cy siê po podaniu
kontrastu. Proces spycha³ ku do³owi ga³kê oczn¹ i powodowa³
jej wytrzeszcz , przemieszcza³ ku przodowi i
do boku gruczo³ ³zowy, uciska³ miêsieñ prosty i skoœny
górny oraz prosty boczny, a granicy pomiêdzy wymienionymi
strukturami nie da³o siê przeœledziæ (mo¿liwoœæ
naciekania). Proces powodowa³ g³adki ubytek koœci
górnego i bocznego brzegów oczodo³u. W czasie operacji
(Orbitotomia modo Kroenlein sin.) stwierdzono w
górnym biegunie ga³ki ocznej obecnoœæ otorebkowanej
przestrzeni wype³nionej p³ynn¹ zawartoœci¹ barwy ¿ó³to-pomarañczowej
(hemosyderyna). Id¹c po œcianie
usuniêto cystê, odpreparowuj¹c od miêœnia prostego
bocznego, od worka spojówkowego i od ga³ki ocznej.
Wynik badania histopatologicznego: cystis solitaris
ossis. Fragmenty czêœciowo martwiczo zmienionej
tkanki w³óknistej z licznymi przestrzeniami po wyp³ukanych
z³ogach cholesterolu oraz ze skupieniami ziarniny
resorbcyjnej z obecnoœci¹ komórek olbrzymich wieloj¹drzastych
typu oko³o cia³a obcego.
Rycina1
Fragment œciany torbieli zawieraj¹cy tkankê ³¹czn¹ (1),puste przestrzenie po wyp³ukanych kryszta³ach
cholesterolu (2) z komórkami wieloj¹drzastymi oraz makrofagami ob³adowanymi hemosyderyn¹(3).
Powiêkszenie 20x.
A part of the cystic wall containing connective tissue (1), empty areas after cholesterol crystals (2) with multinuclear
cells and macrophages with hemosiderin (3). Enlarged 20x.
Opis przypadku 3
Pacjent J.N. lat 52, przyjêty do Kliniki w paŸdzierniku
2005roku z powodu torbieli œluzowej zatoki czo³owej
prawej. Skar¿y³ siê na zaburzenia ruchomoœci prawej
ga³ki ocznej- dwojenie przy patrzeniu ku górze oraz
obrzêk powieki górnej oka prawego. Dolegliwoœci pojawi³y
siê 7 miesiêcy wczeœniej. W badaniu przedmiotowym
stwierdzono obrzêk powieki górnej oka prawego z
opadniêciem powieki górnej; palpacyjnie wyczuwalny by³
guz w górnym zewnêtrznym biegunie oczodo³u, niezwi¹zany
by³ z ga³k¹ oczn¹. W czasie konsultacji okulistycznej
stwierdzono opadniêt¹ powiekê górn¹, zniesione
dzia³anie miêœni unosz¹cych ga³kê oczn¹ i przywodz¹cych
do góry i nosa. renica prawid³owo reagowa³a na
œwiat³o. Stwierdzono galaretowaty obrzêk spojówki oka
prawego odskroniowo oraz podwójne widzenie do góry
i skroni.
Wykonano operacjê (Exstirpatio tumoris baseos
crani regionis orbitae, temporalis et ossis frontalis dex.).
Ciêcie jak przy operacji Kroenleina po stronie prawej.
Rycina 2
Obraz MRI u pacjenta J.N.
J.N. patient`s image MRI.
Po przeciêciu tkanek miêkkich dotarto do koœci , która w
k¹cie bocznym by³a zniszczona przez guz. Id¹c po œcianie
zmiany torbielowatej, dotarto do 2/3 d³ugoœci oczodo³u
a¿ do przyœrodkowego k¹ta oczodo³u, ku górze do
prawie po³owy wysokoœci czo³a, do ty³u guz niszczy³
œcianê przedniego do³u czaszkowego. Tu œciana by³a
Przegl¹d Lekarski 2009 / 66 / 11
1001

ardzo scieñcza³a. W trakcie operacji nie obserwowano
wycieku p³ynu mózgowo-rdzeniowego. Po otrzymaniu
wyniku bad. hist-pat œródoperacyjnego (ziarnina resorbcyjna
i zmiany zapalne z wyp³ukanymi kryszta³ami
cholesterolu – zmiany jak po urazie) odst¹piono od radykalnego
usuniêcia zmienionej chorobowo koœci- co
wi¹za³oby siê z rekonstrukcj¹ jednoczasow¹ usuniêtej
koœci. Nastêpnie wykonano ciêcie jak do operacji Uffenorde'go,
otwarto praw¹ zatokê czo³ow¹ oraz jej ujœcie i
stwierdzono, ¿e zatoka czo³owa nie posiada ¿adnej komunikacji
z operowan¹ cyst¹. Dokonano po³¹czenia jamy
po torbieli z zatok¹ czo³ow¹ praw¹. Za³o¿ono dren do
zatoki czo³owej prawej i drugi do jamy po torbieli. Przebieg
pooperacyjny niepowik³any. Chory wypisany do
domu bez diplopii i z prawid³ow¹ ruchomoœci¹ powiek
oka operowanego.
Wyniki
Wszyscy chorzy pozostaj¹ w obserwacji
ambulatoryjnej od 6 do 4 lat. U nikogo
nie nast¹pi³ nawrót choroby, wszyscy prawid³owo
widz¹, maj¹ zachowan¹ ruchomoœæ
ga³ki ocznej i prawid³ow¹ ruchomoœæ powiek.
Efekt kosmetyczny jest doskona³y. U
wszystkich histopatologicznie ostatecznie
rozpoznano cystis solitaris.
Omówienie
Przyczyna powstawania torbieli odosobnionej
koœci pozostaje spraw¹ otwart¹. Najpowszechniej
przyjmuje siê przyczynê urazow¹
lub krwotok do koœci otaczaj¹cej oczodó³.
Zgodnie z ni¹ krwotok wywo³any urazem
skutkuje w jamie szpikowej po organizacji
krwiaka pust¹ jam¹ w obrêbie koœci.
Inni badacze wykazali nieznaczne zwiêkszenie
ciœnienia w obrêbie torbieli w porównaniu
do ciœnienia w jamie szpikowej po
stronie zdrowej. Ponadto ciœnienie parcjalne
tlenu w p³ynie torbieli bywa znacznie
ni¿sze w porównaniu do ciœnienia parcjalnego
tlenu krwi têtniczej i ¿ylnej. To sugeruje,
¿e prawdopodobn¹ przyczyn¹ mo¿e byæ
zamkniêcie lub zwê¿enie naczyñ ¿ylnych.
W przypadku lokalizacji torbieli w koœciach
d³ugich jest ona wynikiem lokalnego zaburzenia
rozwoju koœci i wpuklenia siê b³ony
maziowej.
Prezentowana trójka operowanych zauwa¿y³a
guz oczodo³u powstaj¹cy bez
uchwytnej przyczyny. Sta³y, powolny bezbolesny
wzrost, nie powoduj¹cy powa¿nych
dolegliwoœci okulistycznych sugerowa³ nowotwór
niez³oœliwy. Po uwidocznieniu schorzenia
w obrazach tomografii komputerowej
i rezonansu wybrano najlepszy dostêp do
guza, aby zachowaæ funkcjê narz¹du wzroku
i zmianê uwidoczniæ, co wykonano z
pe³nym powodzeniem u wszystkich chorych.
Ostateczne rozpoznanie uzyskano w
pooperacyjnym badaniu histopatologicznym,
a badanie œródoperacyjne wykluczy³o tylko
zmianê o charakterze nowotworu i pozwoli³o
ograniczyæ wskazania do rozleg³ej resekcji
koœci. Dziêki temu operuj¹cy uniknêli
otwarcia do³u przedniego czaszki i wycieku
p³ynu mózgowo-rdzeniowego z nastêpow¹
rekonstrukcj¹ ubytku. Diagnostyczna punkcja
gruboig³owa (BAC) i ocena tego punktatu
z racji lokalizacji zmian jest niemo¿liwa
do wykonania. Równie¿ œróroperacyjne badanie
histopatologiczne by³o nierozstrzygaj¹ce.
Makroskopowo stwierdzona torbiel zawiera³a
jasny lub ¿ó³ty p³yn, œciana by³a g³adka,
w³óknista, czasem barwy br¹zowej. Najczêœciej
torbiel bywa jednokomorowa, jednak
mog¹ wystêpowaæ przegrody dziel¹ce
ja na komory, jak u naszych chorych. Ogniskowo
spotyka siê utkanie g¹bczaste, z³o-
¿one z licznych, ma³ych torbieli. Jednak
rzadko udaje siê oceniaæ torbiel prost¹ koœci
w ca³oœci.
W ocenie mikroskopu œwietlnego stwierdza
siê dobrze unaczynion¹ tkankê w³óknist¹
ogniskowo ze z³ogami hemosyderyny
(pozakomórkowo lub w cytoplazmie makrofagów)
oraz szczeliny cholesterolowe. Czêsto
widoczne s¹ poszerzone naczynia krwionoœne,
rozproszone komórki nacieku zapalnego,
w tym makrofagi piankowate oraz
komórki wieloj¹drzaste. Z³ogi w³óknika w
œcianie torbieli mog¹ ulegaæ mineralizacji,
tworz¹c koncentryczne, blaszkowate struktury
przypominaj¹ce cement. W otoczeniu
zmiany stwierdza siê nasilon¹ aktywnoœæ
osteoklastyczn¹. Zmianom ze z³amaniem
towarzyszy tworzenie reaktywnej koœci.
Koœæ otaczaj¹ca zmianê mo¿e byæ zagêszczona
z nieregularnymi liniami cementu
[1,2].
Histologicznie obraz wszystkich zmian
w naszym materiale by³ podobny. Stwierdzono
torbielowato uformowane fragmenty unaczynionej
tkanki ³¹cznej w³óknistej z licznymi
szczelinami cholesterolowymi, makrofagami
piankowatymi ob³adowanymi hemosyderyn¹
oraz nielicznymi komórkami wieloj¹drowymi.
Widoczne na obwodzie zmian
beleczki kostne by³y pogrubia³e.
Diagnostyka ró¿nicowa torbieli odosobnionej
koœci obejmuje:
• Zmianê nowotworow¹, bowiem z
racji lokalizacji zmiany, rodzaju objawów i
tempa ich narastania nie mo¿na wstêpnie
wykluczyæ tego rodzaju schorzenia.
• Torbiel aneurysmatyczn¹ koœci. Makroskopowo
torbiel aneuryzmatyczna koœci
z³o¿ona jest z licznych torbieli o g¹bczastym
wygl¹dzie, wype³nionych treœci¹ krwist¹.
Zmiana mo¿e obejmowaæ tkanki miêkkie.
Histologicznie widoczne s¹ przestrzenie
wype³nione treœci¹ krwist¹. Wyœció³ka przestrzeni
torbielowatych, z³o¿o na z bogato
unaczynionej tkanki ³¹cznej mo¿e byæ ogniskowo
pokryta komórkami o cechach morfologicznych,
ultrastrukturalnych oraz immunohistochemicznych
fibroblastów, miofibroblastów
lub histiocytów [1,2]. Ró¿nice w
obrazie histologicznym torbieli odosobnionej
koœci i torbieli aneuryzmatycznej koœci
s¹ subtelne. Ustalenie rozpoznania wymaga
korelacji z danymi klinicznymi i radiologicznymi
[1].
• Guza olbrzymiokomórkowego.
Ogniskowo w œcianie torbieli odosobnionej
koœci mo¿na zaobserwowaæ zwiêkszon¹
liczbê komórek wieloj¹drzastych, co w pofragmentowanym
materiale i przy braku danych
klinicznych mo¿e sugerowaæ rozpoznanie
guza olbrzymiokomórkowego.
Wnioski
• Torbiel odosobniona koœci mo¿e pojawiaæ
siê w koœciach otaczaj¹cych oczodó³,
a szczególnie w koœci czo³owej.
• Operacyjne leczenie torbieli daje
bardzo dobry rezultat otolaryngologiczny,
okulistyczny kosmetyczny.
• Na podstawie badania MRI mo¿na
wysun¹æ podejrzenie cysty samotnej koœci,
ale ostateczne badanie histopatologiczne
jest niezbêdne dla potwierdzenia diagnozy
wstêpnej.
Piœmiennictwo
1. Dorfman D.D., Czerniak B.: Bone tumors. Mosby,
St. Louis 1998.
2. Rosai J.: Surgical Pathology. Elsevier, Edinburgh
2004.
3. Kuttenberger J. J., Farmand M., Stoss H.:
Reccurence of a solitary bone cyst of the mandibular
condyle in a bone graft: Oral Surg. Oral Med. Oral
Pathol. 1992,74, 550.
4. Chigira M., Maehara S., Arita S., Udagawa E.: The
etiology and treatment of simple bone cyst. J. Bone
Joint Surg. 1983, 65-B, 633.
1002 Przegl¹d Lekarski 2009 / 66 / 11 J. Gawlik i wsp.