Respircase Cilt: 5 - Sayı: 3 Yıl: 2016

eISSN:2147-2475
RESPIRATORY
CASEREPORTS
Cilt/Volume5 Sayı/Isue:3Yıl/Year:2016
Editörler/Editors
ZaferKARTALOĞLU
OğuzhanOKUTAN
YayınKurulu
EditorialBoardMembers
FundaCOŞKUN
EbruÇAKIREDİS
RaufGÖRÜR
Eylem SERCANÖZGÜR
YazıİşleriMüdürü
PublishingManager
TubaAVCILAR

RESPIRATORYCASEREPORTS
UlusalBilimselDanışmaKurulu
UluslararasıBilimselDanışmaKurulu

Respir Case Rep 2016;5(3):151-156 DOI: 10.5505/respircase.2016.87609
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Petar Jovan Avramovski 1 , Maja Petar Avramovska 2 , Kosta Sotiroski 3 , Aleksandar Sikole 4
RESPIRATORY CASE REPORTS
Although accidental aspiration of metal ceramic
bridge is not uncommon, the number of cases reported
in the literature is limited. Airway foreign bodies
can become lodged in the larynx, trachea, and
bronchus. The earliest symptoms which commonly
appear during aspiration include coughing, chocking,
and wheezing including long-term complications,
such as lung abscess and pneumonia. A 73-year-old
Macedonian female due to acute onset of incessant
cough, dyspnea and an inspiratory and expiratory
wheeze was admitted to our emergency department.
Auscultation findings showed right-sided weakened
vesicular breathing, closely mimicking an acute
asthma exacerbation. Based on chest X-ray findings,
the radiologist described a metallic foreign body
(MFB) in the right bronchus. Using a computed
tomographic (CT) scan, we confirmed 4-unit crown
MFB position in the right lower lobe bronchus. Rapidly
and timely intervention by bronchoscopy saved the
patients from extensive reconstructive surgery.
Key words: Foreign body aspiration, metal ceramic
bridge, radiography, bronchoscopy.
1 Department of Internal Medicine, Jzu Clinical Hospital Dr. Trifun
Panovski, Bitola, Republic of Macedonia
2 Department of Obstetrics and Gynecology, Ss. Cyril and Methodius
University, Faculty of Medicine, Skopje, Republic of Macedonia
3 Department Of Statistics, Prilep, St. Kliment Ohridski University,
Faculty of Economics, Bitola, Republic of Macedonia
4 Department of Nephrology, Ss. Cyril And Methodius University,
Faculty of Medicine, Skopje, Republic of Macedonia
Metal-seramik diş köprüsünün kazara aspirasyonu
çok seyrek olmamasına rağmen, literatürde bildirilen
olgu sayısı sınırlıdır. Hava yoluna kaçan yabancı
cisimler, larinks, trakea ve bronşlara yerleşmektedirler.
Aspirasyon sırasında rastlanan en erken semptomlar,
boğucu öksürük ve hırıltı iken, geç dönem
komplikasyonları ise apse ve pnömoni olmaktadır.
Yetmiş üç yaşında Makedon bayan hasta, akut ve
sürekli bir öksürük, nefes darlığı ve hem inspiratuvar
hem de ekspiratuvarda duyulan hırıltı yakınmaları ile
acil servisimize başvurdu. Oskültasyonda, akut asım
atağını taklit eden şekilde, sağda solunum seslerinde
azalma saptandı. Radyolog, akciğer grafisinde sağ
bronş sisteminde metalik bir yabancı cisim olduğunu
belirledi. Tomografide, dörtlü yapıda metalik bir
cismin sağ alt lob bronşunda olduğu görüldü. Hızlı ve
uygun zaman içerisinde yapılan bronkoskopik müdahale
ile hasta ciddi bir cerrahi girişimden kurtarılmış
oldu.
Anahtar Sözcükler: Yabancı cisim aspirasyonu, metal
seramik köprü, radyoloji, bronkoskopi.
1 Dr. Trifun Panovski Jzu Klinik Hastanesi, İç Hastalıkları Kliniği,
Bitola, Makedonya
2Ss. Cyril ve Methodius Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Kadın
Hastalıkları ve Doğum Anabilim Dalı, Skopje, Makedonya
3 St. Kliment Ohridski Universitesi, Ekonomi Fakültesi, İstatistik
Anabilim Dalı, Prilep, Bitola, Makedonya
4 Ss. Cyril ve Methodius Universitesi, Tıp Fakültesi, Nefroloji
Anabilim Dalı, Skopje, Makedonya
Submitted (Başvuru tarihi): 01.11.2015 Accepted (Kabul tarihi): 01.03.2016
Correspondence (İletişim): Petar Jovan Avramovski, Department of Internal Medicine, Jzu Clinical Hospital Dr. Trifun Panovski, Bitola,
Republic of Macedonia
e-mail: avramovski@gmail.com
151

Respiratory Case Reports
Although accidental aspirations of dental prostheses,
partial dentures or metal ceramic bridge (MCB) are not
uncommon, it has not been reported frequently in the
literature. An electronic search under the term “inhaled
metal ceramic bridge” yielded zero reference. After removing
the quotes, search with the same term as a keyword
showed more results, but most of the cases represented
to us were cases with swallowed dentures. Selective
search on “Google scholar” instead on “Google”,
with abbreviated term "inhaled dental bridge" showed
only six references including this issue. The small number
of obtained references in the field of inhaled foreign bodies
encouraged me to show an interesting case of accidental
MCB inhalation in elderly woman.
As the population of the world ages, the need to provide
patients with tooth replacement through removable partial
dentures or MCB is correspondingly increasing.
Movement of the denture in and out of the mouth will be
a routine performed daily. Using sectional or poorly designed
partial dentures or MCB has led to the unexpected
accident of denture swallowing or inhaled. The location
of a swallowed or aspirated dental prosthesis and MCB
often is accomplished radiographically, but this is difficult
with prostheses constructed entirely of acrylic resins. Poly
(methylmethacrylate), the plastic from which most dentures
are made, is radiolucent (almost entirely invisible in
x-ray photographs). Porcelain teeth produce light shadows
on a plain radiograph but it is the metal pins attaching
the teeth to the denture base that make them readily
discernible. Although a plain X-ray may not well identify a
swallowed or inhaled denture, the investigation has been
recommended to exclude pneumomediastinum or gas
within the soft tissues. A soft-tissue exposure is more likely
to suggest the presence of a plastic denture than a standard
exposure (1).
In adults, aspiration of teeth and dental restorations is a
recognized, yet an infrequent happening in the literature
(2). Main reasons for aspiration are maxillofacial trauma,
dental treatment procedures, ethanol intoxication, impaired
cough reflex, intubation procedures during resuscitation,
and dementia (3,4). Antipsychotics, anticholinergics
and anxiolytics can also impair the cough reflex (4).
In addition, tachypnea, resulting from various medical
conditions, alters the coordination between deglutition
and respiration, thereby, increasing the risk of aspiration.
Current literature recognizes that impaction of aspirated
objects occurred in 56% of instances within the right lower
lobe and 33% in the left lower lobe (3). In the series
reported by Debeljak et al. (5) 42 foreign bodies were in
the right endobronchial tree, 20 were in the left, and one
was in the trachea. Once aspirated, objects may subsequently
change position or migrate distally, particularly
after unsuccessful attempts to remove the object or if the
object fragments.
Ingestion occurs more often than aspiration and usually
does not cause any clinical signs or symptoms, as it is
spontaneously rejected from the gastrointestinal tract in
most of the cases. However, aspiration always requires
specific treatment since the foreign body may cause severe
obstruction and can become life-threatening (6).
Airway foreign bodies can become lodged in the larynx,
trachea, and bronchus. The size and shape of the object
determines the site of obstruction. The large, round, or
expandable objects produce complete obstruction, and
irregularly shaped objects allow air passage around the
object (inhaled partial dentures or MCBs) resulting in
incomplete obstruction.
In general, aspiration of foreign bodies produces the
following three phases: first or initial stage shows choking,
gagging and paroxysms of coughing, obstruction of the
airway, occurring at the time of aspiration; second stage
or asymptomatic phase: these signs calm down when the
foreign bodies lodges and the reflex grow weary and third
stage (also defined as complication phase) when the
obstruction, erosion or infection cause pneumonia, atelectasis,
abscess or fever (7).
The earliest symptoms which commonly appear during
aspiration include coughing, chocking and wheezing.
Even if the airway does not appear to be immediate
jeopardy, possible early complications of foreign body
aspiration may occur including dyspnea, laryngeal edema,
perforation and pneumothorax. Long-term complications,
such as lung abscess and pneumonia, may also develop
(8,9). In this report, we describe an unusual case of aspiration
of MCB and its non-surgical retrieval. We also
emphasize that rapid and accurate diagnosis with early
treatment results in a safe outcome for the patient.
CASE
A 73-year-old Macedonian female with a previous medical
history of hypertension, chronic obstructive bronchitis,
diabetes and epilepsy was admitted to the emergency
room due to acute onset of incessant cough of a spasmodic
nature, dyspnea, chest pain, and an inspiratory
and expiratory wheeze, apparently obstructive. Upon
arrival to the emergency ambulatory of internal medicine,
her saturation was 95 % on room air and all vital signs
were within normal range. Physical examination findings
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 152

Aspiration of a Dental Bridge: A Diagnostic Challenge | Avramovski et al.
were significant for decreased air entry on the right lung
side. Auscultation showed right-sided weakened vesicular
breathing, which included scattered rhonchi, and wheezing.
All these findings closely mimicked an acute asthma
exacerbation.
Her heart rate 110 bpm, respiration rate 38 r/s with signs
of accessory muscle use, decreased breath sounds with
inspiratory and expiratory wheezing. He was coughing
with small amounts of white sputum. An arterial blood
gas (ABG) analysis showed the following results: pH 7.45,
PaCO 2 32.1 mmHg and PaO 2 70.2 mmHg. After intravenous
administration of bronchodilators, corticosteroids
and inhaled anticholinergic, the condition was not significantly
improved.
Auscultation differences between respiration of both lungs
and ABG analysis indicate radiographic imaging of the
lung under suspicion for acute obstruction of respiratory
tract. After chest radiography, the radiologist described
MFB in the right bronchus and soft transparency difference
between the left and right lung (Figure 1).
air content. Computed tomography (CT) confirmed the
position of MCB in the right lower lobe bronchus near its
origin (Figure 3). Aspirated foreign body was lodged in
the right main stem bronchus, on 7.8cm distance from
the tracheal bifurcation, 1.5cm distantly from middle lobe
branches (on the transitional boundary between the right
middle and right lower lobe). Before inserting flexible
optical fiberscope (Olympus BF P-10, pulmonary insertion
tube 5.0 mm, biopsy channel 2.0 mm, working
length 55 cm) transorally, we administrate premedication
of intramuscular atropine sulfate 1 mg, midazolam and
pethidine and we gave topical anesthesia of the upper
and lower airways consisted of 2% and 0.5% lidocaine,
respectively. Foreign body forceps was inserted and this
MCB was grasped and withdrawn together with the bronchoscope.
It was found to be inhaled MCB with 4-unit
crown, presented in figure 4. The size of retrieved foreign
body was: 26.3 x 8.2 x 6.3 mm.
Figure 1: Chest radiograph showing metal ceramic bridge (4-unit
crowns) lodged in the right mainstream bronchus (anteroposterior view
of X-ray)
Figure 2: Chest lateral view radiograph showing metal ceramic bridge
(4-unit crowns) lodged in the right lung
Better visibility of the foreign body was acquired by rightsided
lateral view chest radiograph, which was made
immediately after the first chest radiograph developing. At
first sight of lateral radiograph, we did not recognize the
nature of the metal shade located longitudinally in the
right bronchus. After right clockwise radiograph rotation
we noted that it was a dental creature, exactly 4-unit
crowns metal bridge (Figure 2). High-resolution X-ray
showed decreased transparency (hypolucency) in the right
lung which was visible as result of proximal bronchial
foreign body obstruction, occurred because of less lung
Figure 3: CT scan (sliced layer-by-layer) of upper thorax showing inhaled
metal ceramic bridge (4-unit crowns) lodged in the right mainstream
bronchus
153 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
Figure 4: Retrieved aspirated metal ceramic bridge
DISCUSSION
Patients, who inhaled a foreign body, usually fail to improve
with conventional bronchodilators. However, the
absence of atopy, the acute onset of symptoms, and unilateral
physical findings may suggest foreign body aspiration.
Thus, clinical suspicion is crucial in the diagnostic
process.
In our case, the medical history revealed that she had
primary epilepsy for seven years, diagnosed with generalized
tonic-clonic type with a frequency of four or more
attacks per year. During the clonic phase, the tongue or
cheek can be bitten and frothy and bloody saliva may be
expectorated from the mouth. Displacements of prosthesis
increase the risk for possible aspiration of the prosthesis
into the upper respiratory tract. Although our case had no
such an incident about how she inhaled the dental bridge,
the symptoms of wheezing and history for epilepsy headed
to doubt about the inhalation of a foreign body in the
course of last epileptic seizure.
Zitzmann et al. (10) suggest that if the aspirated or ingested
foreign body cannot be coughed out, it is mandatory
to take frontal and lateral chest radiographs to identify
the objects position in the intestinal system or the tracheobronchial
tree. It should be ensured that airway is
not obstructed and the patient is informed about the
problem. The patient was very surprised when told to her
that her dental bridge was inhaled in her airway. She
confirmed the lack of her dental bridge that happened a
day before during an epileptic seizure.
Furthermore, acute obstruction can be life-threatening
and delaying the removal of foreign objects may make a
bronchoscopy technically more difficult. Fiber optic is a
preferable option in contrast to rigid bronchoscopy in the
case of a distally wedged foreign body. The flexible bronchoscope
can provide access to subsegmental bronchi
beyond that provided by the rigid bronchoscope. If gas
exchange is already compromised or if insertion of the
flexible bronchoscope would result in significant impairment
of gas exchange, flexible bronchoscopy is contraindicated.
We used the optical fiber bronchoscopy to confirm,
localize, and visualize the foreign body in the distal
part of tracheobronchial tree. Fiber bronchoscopy is considered
a diagnostic test of choice for the initial diagnosis
of foreign body in adults. The advantages of this technique
over rigid bronchoscopy are that it can be performed
under local anesthesia, visualization of smaller
peripheral airway is betters with relatively easier manipulation
in patients with deformations of cervical spine and
pharynx (11).
Welcker et al. (12) reported a case of failed bronchoscopy
removal of the foreign body, resolved by lobectomy of
right lower lobe performed because of chronic pneumonia.
Surgical extraction of foreign body through bronchotomy
or even segmental resection under general anesthesia
is the last resort, if extraction using bronchoscopy
is unsuccessful.
Foreign bodies can remain undetected for months in
adults which require a high index of suspicion for diagnosis
as most adults do not recall a history of choking (13).
In our case, due to her comorbid chronic obstructive
disease, the symptoms of wheezing and choking did not
remain undetected, even in this case of incomplete obstruction
with foreign body. Based on the findings of Martinot
et al. (14) who suggested an algorithm for managing
suspected foreign body aspiration evaluating the risk
of foreign body based on the patient’s history, presence
of diminished breath sounds, and findings on chest X-ray,
we found the aspirated foreign body early.
Dental prosthetics such as the dental bridge aspirated by
our patient represent up to 27 % of cases (15,16). We
believe that this percentage is significantly higher, due to
the fact that many foreign bodies are incidentally seen on
radiographic imaging ordered for symptoms mistakenly
attributed to other medical conditions including chronic
obstructive disease, asthma and unresolved recurrent
pneumonia. Immediate removal of tracheobronchial
foreign body is essential to prevent life-threatening complications.
Fortunately, we were able to remove the foreign
body within the first six hours after its inhalation.
Due to the epileptic seizure in our case, after being examined
by the neurologist (because of choking and coughing),
she was referred to internal medicine ambulance. If
a diagnosis of foreign body aspiration is delayed, a retained
foreign body may result in unresolving pneumonia,
lung abscess, and bronchiectasis. Also, formation of
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 154

Aspiration of a Dental Bridge: A Diagnostic Challenge | Avramovski et al.
granulation tissue around the foreign body may occur
and may resemble bronchogenic carcinoma (2,16).
Another lucky circumstance that helped foreign body
detection is the structure of denture: the denture was built
of metal base under the porcelain cover. Therefore, removable
partial dentures should be designed not only to
preserve the remaining teeth, but also to prevent accidental
swallowing of these appliances. Manufacturers are
advised to increase the radio opacities of these acrylic
appliances to facilitate their identification after accidental
swallowing or inhalation.
After the bronchoscopy intervention, in the next five days,
the patient was under bronchodilators, antibiotics, and
corticosteroid therapy. The control roentgenography did
not show any pathological findings. The gas analysis
(pO 2 and pCO 2) and the overall clinical state were normalized
in the next day. Removed foreign body was given
to the patient as a souvenir in remembrance of the unpleasant
event: epileptic seizure with inhalation of MCB
and provocation of asthmatic attack that was fully resolved.
It would be a great advantage if dentist used X-ray
opaque material for dentures. Quick radiography diagnoses
and quick timely appropriate intervention by bronchoscopy
removal saved the patient from extensive reconstructive
surgery and maybe her life.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Planning and Design
- P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Supervision - P.J.A., M.P.A.,
K.S., A.S.; Funding -; Materials -; Data Collection and/or
Processing - P.J.A., K.S., A.S.; Analysis and/or Interpretation
- P.J.A., M.P.A., K.S.; Literature Review - M.P.A., A.S.,
P.J.A.; Writing - P.J.A.; Critical Review - P.J.A., M.P.A.
YAZAR KATKILARI
Fikir - P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Tasarım ve Dizayn -
P.J.A., M.P.A., K.S., A.S.; Denetleme - P.J.A., M.P.A.,
K.S., A.S.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama
ve/veya İşleme - P.J.A., K.S., A.S.; Analiz ve/veya Yorum -
P.J.A., M.P.A., K.S.; Literatür Taraması - M.P.A., A.S.,
P.J.A.; Yazıyı Yazan - P.J.A.; Eleştirel İnceleme - P.J.A.,
M.P.A.
REFERENCES
1. Nageris B, Feinmesser R. Dentures in the esophagus
complicated by pneumomediastinum. Ear Nose Throat J
1990; 69:775–6.
2. Ellakwa A. Damage caused by removable partial dentures:
reality? Dentistry 2012; 4:e107. [CrossRef]
3. Basoglu OK, Buduneli N, Cagirici U, Turhan K, Aysan T.
Pulmonary aspiration of a two-unit bridge during deep
sleep. J Oral Rehabil 2005; 32:461-3. [CrossRef]
4. Emodi O, Imad AE, Blanc O, Aizenbud D. Aspiration and
ingestion of dental instruments-diagnosis, treatment and
prevention. Refaut Hapeh Vehashinayim 2006; 24:50-8.
5. Debeljak A, Sorli J, Music E, Kecelj P. Bronchoscopic removal
of foreign bodies in adults: experience with 62 patients
from 1974-1998. Eur Respir J 1999; 14:792-5.
[CrossRef]
6. Singh G, Gambhir RS, Singh S, Kaur H. Accidental aspiration
of dental crowns and retrieval. J Contemp Dent
Pract 2012; 13:716-8. [CrossRef]
7. Rodríguez H, Passali GC, Gregori D, Chinski A, Tiscornia
C, Botto H, et al. Management of foreign bodies in the
airway and oesophagus. Int J Pediatr Otorhinolaryngol
2012; 14 Suppl 1:s84-91. [CrossRef]
8. Milton TM, Hearing SD, Ireland AJ. Ingested foreign
bodies associated with orthodontic treatment: report of
three cases and review of ingestion/aspiration incident
management. Br Dent J 2001; 190:592-6. [CrossRef]
9. Gautam R, Singh SV, Singh K, Arya D. Extracoronal
precision attachments in a patients with generalized
tonic-clonic seizures. J Stomat Occ Med 2012; 5:130.
[CrossRef]
10. Zitzmann NU, Fried R, Elsasser S, Marinello CP. The aspiration
and swallowing of foreign bodies. The management
of the aspiration or swallowing of foreign bodies
during dental treatment. Schweiz Monatsschr Zahnmed
2000; 11:691-32.
11. Oke V, Vadde R, Munigikar P, Bhattarai B, Agu C,
Basunia R, et al. Use of flexible bronchoscopy in an adult
for removal of aspirated foreign body at a community
hospital. J Community Hosp Intern Med Perspect 2015;
5:285589. [CrossRef]
12. Welcker K, Nakashima M, Branscheid D. Aspiration of
dental implant-reasons, management and prevention.
Pneumologie 2005; 3:174-7.
13. Yilmaz A, Akkaya E, Damadoglu E, Gungor S. Occult
bronchial foreign body aspiration in adults: analysis of
four cases. Respirology 2004; 9:561-3. [CrossRef]
155 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
14. Martinot A, Closset M, Marquette CH, Hue V, Deschildre
A, Ramon P, et al. Indications for flexible versus rigid
bronchoscopy in children with suspected foreign-body
aspiration. Am J Respir Crit Care Med. 1997; 15:1676-
9. [CrossRef]
15. Umesan UK, Chua KL, Balakrishnan. Prevention and
management of accidental foreign body ingestion and
aspiration in orthodontic practice. Ther Clin Risk Manag
2012; 8:245-52. [CrossRef]
16. Nigam BK. Bronchial foreign body masquerading as a
lung carcinoma. Indian J Chest Dis Allied Sci 1990;
32:43-7.
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 156

Respir Case Rep 2016;5(3):157-160 DOI: 10.5505/respircase.2016.53765
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Sibel Doruk 1 , Eyüp Sabri Uçan 2 , Faruk Doğan 3 , Funda Taşlı 4 , Hasan Umut Kantarcı 5 , Gülistan Karadeniz 1 ,
Kemal Can Tertemiz 2
RESPIRATORY CASE REPORTS
Sarcoidosis is a multi-systemic disease and genitourinary
involvement is rarely seen. Penile involvement is
even rarer among genitourinary sarcoidosis. In this
article, we present two cases of penile sarcoidosis.
The first case was admitted to our urology clinic with
penile itching and pain and his symptoms did not
improve with non-specific antibiotic therapy. In biopsy,
non-caseified granulomatous inflammation was detected.
He did not have any systemic and pulmonary
compliant. The second case was admitted to our
urology clinic with penile nodules and nodules were
excised for diagnosis. In dermis biopsy, multiple multi-nuclear
giant cells and granulomas were detected.
He had shortness of breath, wheezing, and sweating.
He was treated with systemic prednisolone. Both
cases were successfully treated with pharmacological
treatments.
Key words: : Sarcoidosis, genitourinary sarcoidosis,
penile sarcoidosis.
Sarcoidosis is a multi-systemic disease, characterized
by non-caseified granulomatous inflammation.
In particular, mediastinal lymph nodes, lungs, skin,
eyes, and liver are the most affected organs (1).
Genitourinary system involvement is very rare
Sarkoidozis genitoüriner sistemin nadiren tutulduğu
sistemik bir hastalıktır ve penis tutulumu ise genitoüriner
sarkoidoz olguları arasında çok daha nadir görülür.
Bu makalede penis sarkoidozu tanısı konulan ve
takip edilen iki olgu literatür eşiliğinde sunulmuştur.
İlk olgu üroloji kliniğine peniste kaşıntı ve ağrı yakınması
ile başvurmuştu ve bu yakınmaları nonspesifik
antibiyotik tedavi ile gerilememişti. Biyopside nonkazifiye
granülomatöz inflamasyon izlendi. Herhangi bir
sistemik ve solunumsal yakınması yoktu. Lokal kortikosteroid
tedavi verildi. İkinci olgu da üroloji kliniğine
peniste nodül yakınması ile başvurmuştu ve nodül
eksize edilmişti. Biyopsi örneğinde dermisde multinukleer
dev hücreler ve granülomlar izlendi. Nefes darlığı,
hırıltı ve terleme yakınması olan hastaya sistemik
prednizolon tedavisi başlandı. İki olgunun da yakınmaları
uygulanan bu tedaviler ile düzeldi.
Anahtar Sözcükler: Sarkoidoz, genitouriner sarkoidoz,
penis sarkoidozu.
(0.2%). In 1936, the first case of testicular sarcoidosis
was published by Schaumann and, then,
the other genitourinary organs involvements such
as prostate, epididymis, penis, scrotum, and spermatic
cord have been reported (2).
1 Department of Pulmonary Medicine, Şifa University, İzmiṙ, Turkey
1 Şifa Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, İzmiṙ
2 Department of Pulmonary Medicine, Dokuz Eylül University, İzmiṙ,
2 Dokuz Eylül Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı,
Turkey
İzmiṙ
3 Department of Urology, Şifa University, İzmiṙ, Turkey
3 Şifa Üniversitesi, Üroloji Anabilim Dalı, İzmiṙ
4 Department of Pathology, Şifa University, İzmir, Turkey
4 Şifa Üniversitesi, Patoloji Anabilim Dalı, İzmiṙ
5 Department of Radiology, Şifa University, İzmir, Turkey
5 Şifa Üniversitesi, Radyoloji Anabilim Dalı, İzmiṙ
Submitted (Başvuru tarihi): 26.08.2015 Accepted (Kabul tarihi): 21.01.2016
Correspondence (İletişim): Sibel Doruk, Department of Pulmonary Medicine, Şifa University, İzmiṙ, Turkey
e-mail: sibelsahbaz@yahoo.com
157

Respiratory Case Reports
CASE
Case 1: A 31-year-old male was admitted to our urology
clinic with of penile itching and pain for two weeks. Physical
examination revealed penile erythema and swelling.
The patient was treated with sulbactam-ampicillin for 14
days; however, his symptoms did not improve with this
therapy. In further examination, three nodules were detected
(two nodules were approximately 1 cm in-size in
the dorsal penis and other nodule was approximately 2
cm in the ventral penis) and these nodules were excised.
In biopsy, non-caseified granulomatous inflammation was
detected (Figure 1 and 2). The patient was admitted to
the pulmonary medicine outpatient clinic with a preliminary
diagnosis of sarcoidosis. The patient had no systemic
complaints and also he did not define any symptom
suggesting nephrolithiasis, erythema nodosum, uveitis or
arthritis. His physical examination findings were normal.
Routine biochemical analysis, urine analysis, erythrocyte
sedimentation rate, and abdominal ultrasonography were
normal. Several perihilar lymphadenopathy, which was
the largest diameter as 3 cm and several pulmonary
milimetric nodules, which were the largest diameter as 7
mm were detected in thoracic computed tomography
(Figure 3 and 4). Pulmonary function test (PFT) results
were normal [FEV1/FVC: %80, FEV1: 4.98 L (114%),
FVC: 6.23 L (119%), PEF: 8.23L (83%), FEF25-75: 5.23L
(108%)]. Tuberculin skin test was non-reactive and serum
angiotensin converting enzyme (ACE) level was 102 U/L
(elevated). He was treated with local corticosteroid therapy.
Figure 2: Non-caseifed granulomatous inflammation (H&E X100)
Case 2: A 39-year-old male was admitted to our urology
clinic with penile nodules and nodules were excised for
diagnosis. In his dermis biopsy, multiple multi-nuclear
giant cells, histiocytes, and granulomas were detected.
The patient was admitted to the pulmonary medicine
outpatient clinic with shortness of breath, wheezing, and
sweating. Bilateral reticular and reticulonodular densities
and mediastinal enlargement were seen in PA chest X-ray.
In PFT’s, FEV1 and FVC were 2.60 L (71%) and 2.85 L
(78%), respectively and FEV1/FVC 91%. Biochemical
analysis, urine analysis, and erythrocyte sedimentation
rate were normal. Fiberoptic bronchoscopy was performed.
In bronchoalveolar lavage (BAL) fluid, 40% lymphocytes,
55% histiocytes), and 5% neutrophils were detected.
In transbronchial lung biopsy, non-caseified granuloma
was seen. Also, the CD 4/CD 8 ratio in the BAL fluid
was 6.5. Serum ACE level was 162 U/L. The patient was
diagnosed with Stage II pulmonary sarcoidosis and penile
sarcoidosis. He was treated with 32 mg/day oral prednisolone
to resolve his systemic and pulmonary symptoms.
After one month, penile lesions and respiratory symptoms
improved with the treatment and serum ACE level decreased
to 16.6 U/L. Prednisolone dose was gradually
reduced and discontinued at six months.
Figure 1: Non-caseifed granulomatous inflammation (H&E X100)
Figure 3: Hiler lymph nodes
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 158

A Case of Sclerosing Pneumocytoma: A Rare Lung Tumor | Bahar et al.
Figure 4: Paranchimal pulmonary nodules
DISCUSSION
Sarcoidosis is a multi-systemic disease characterized by
non-caseified granulomatous inflammation with an unknown
etiology (1). Pulmonary involvement was detected
90% of the cases and the most common symptoms are
cough, shortness of breath, and pleuritic chest pain (3). In
these cases, mediastinal lymph nodes and several pulmonary
milimetric nodules were seen in thoracic computed
tomography. The patients may have any systemic
complaint; therefore, we do not need to perform systematic
screening with gallium-67 scintigraphy or positron
emission tomography (4). The most common radiographic
findings of thoracic involvement are mediastinal and
hilar lymphadenopathy with or without pulmonary parenchymal
involvement (5). In our cases, we found mediastinal
lymphadenopathy and pulmonary parenchymal nodules,
as expected. Extrapulmonary involvements such as
cardiovascular system, nervous system, upper respiratory
tract, kidneys, spleen, thyroid, gastrointestinal tract, and
musculoskeletal involvement is rare (0.4 to 5%) (3,6).
Genitourinary tract involvement is much more uncommon
(0.2%), and usually gives no symptom with a clinically
silent presentation (7,8). Clinical course and prognosis of
the disease are influenced by ethnic and genetic factors.
Extrapulmonary involvement is more common in African-
Americans. More than 50% of genitourinary sarcoidosis is
observed in African-American men, while less than 10% is
seen in males (1). Hence, our cases were characterized
by a rare involvement. In the literature, it has been reported
that male genitourinary sarcoidosis usually involves
the scrotum (1). Another interesting feature of our
cases is the only penile involvement seen in the genitourinary
system.
On the other hand, examination of non-caseous granulomatous
inflammation in extrapulmonary organs or tissues
is insufficient for the definite diagnosis of sarcoidosis.
In these cases, pulmonary assessment should be also
performed (9). Therefore, posteroanterior chest X-ray,
kidney and liver function tests, urine analysis, electrocardiography,
tuberculin skin test, and eye examination are
recommended (10). However, our cases had no pathology
as assessed by the aforementioned tests and the tuberculin
skin test was non-reactive.
In addition, serum ACE level is widely used in the evaluation
of patients with sarcoidosis. Serum ACE level is recommended
as an indicator of activation of the disease for
using in follow-up, but not for diagnosis (11). In the second
case, systemic symptoms resolved and serum ACE
level decreased, following systemic prednisolone therapy.
Based on the presence of mediastinal lymph nodes, increased
serum ACE levels, and pathological examination
findings of penile nodules, we diagnosed the first case
with sarcoidosis. We did not perform any invasive procedure
for the diagnosis of mediastinal lymph nodes. In the
second case, we performed fiberoptic bronchoscopy, due
to respiratory and systemic symptoms. Increased
CD4/CD8 ratio, lymphocytic alveolitis, non-caseified
granuloma in the transbronchial lung biopsy and increased
serum ACE level supported the preliminary diagnosis.
Furthermore, systemic corticosteroids can be used for the
treatment of genitourinary sarcoidosis as pulmonary sarcoidosis
(10). As the first case did not suffer from any
complaints, we planned to follow without systemic treatment.
For the second case, we initiated 32 mg/day systemic
prednisolone. Penile lesions and respiratory symptoms
improved with this treatment.
In conclusion, we emphasize that sarcoidosis is a multisystemic
disorder, although the involvement of the genital
system is quite rare. Therefore, systemic evaluation of
suspected sarcoidosis, as in the other systematic diseases,
is of utmost importance. Sarcoidosis should be considered
in the differential diagnosis of papules or nodules in
the genital area.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K., K.C.T.;
Planning and Design - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K.,
G.K., K.C.T.; Supervision - S.D., E.S.U., F.D., F.T.,
H.U.K., G.K., K.C.T.; Funding -; Materials -; Data Collection
and/or Processing - S.D.; Analysis and/or Interpretation
-; Literature Review -; Writing - S.D., G.K.; Critical
Review - K.C.T.
159 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
YAZAR KATKILARI
Fikir - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K., K.C.T.; Tasarım
ve Dizayn - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K.,
K.C.T.; Denetleme - S.D., E.S.U., F.D., F.T., H.U.K., G.K.,
K.C.T.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya
İşleme - S.D.; Analiz ve/veya Yorum -; Literatür Taraması
-; Yazıyı Yazan - S.D., G.K.; Eleştirel İnceleme - K.C.T.
REFERENCES
1. Statement on sarcoidosis. Joint Statement of the American
Thoracic Society (ATS), the European Respiratory Society
(ERS) and the World Association of Sarcoidosis and
Other Granulomatous Disorders (WASOG) adopted by
the ATS Board of Directors and by the ERS Executive
Committee, February 1999. Am J Respir Crit Care Med.
1999; 160:736-55.
2. Hey WD, Shienbaum AJ, Brown GA. Sarcoidosis presenting
as an epididymal mass. J Am Osteopath Assoc 2009;
109:609-10.
3. Baughman RP, Teirstein AS, Judson MA, Rossman MD,
Yeager H Jr, Bresnitz EA, et al. Clinical characteristics of
patients in a case control study of sarcoidosis. Am J
Respir Crit Care Med 2001; 164:1885-9. [CrossRef]
4. Keijsers RG, Grutters JC, Thomeer M, Du Bois RM, Van
Buul MM, Lavalaye J, et al. Imaging the inflammatory activity
of sarcoidosis: sensitivity and inter observer agreement
of (67)Ga imaging and (18)F-FDG PET. Q J Nucl
Med Mol Imaging 2011; 55:66-71.
5. McCord MC, Hyman HL. Pulmonary sarcoidosis with the
roentgenologic appearances of metastatic neoplasm; a
report of two cases. Am J Roentgenol Radium Ther Nucl
Med 1952; 67:259- 62.
6. English JC 3rd, Patel PJ, Greer KE. Sarcoidosis. J Am
Acad Dermatol 2001; 44:725-43.
7. Svetec DA, Waguespack RL, Sabanegh ES Jr. Intermittent
azoospermia associated with epididymal sarcoidosis. Fertil
Steril 1998; 70:777-9. [CrossRef]
8. La Rochelle JC, Coogan CL. Urological manifestations of
sarcoidosis. J Urol 2012; 187:18-24. [CrossRef]
9. Kıyan E. Sarkoidoz. İç Hastalıkları Derg 2011; 18: 65-
74.
10. Costabel U, Hunninghake GW. ATS/ERS/WASOG
statement on sarcoidosis. Sarcoidosis Statement Committee.
American Thoracic Society. European Respiratory
Society. World Association for Sarcoidosis and Other
Granulomatous Disorders. Eur Respir J 1999; 14:735-7.
11. Canguven O, Balaban M, Selimoglu A, Albayrak S. Corticosteroid
therapy improves the outcome of semen analysis
in an oligozoospermic patient with epididymal sarcoidosis.
Korean J Urol 2013; 54:558-60. [CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 160

Respir Case Rep 2016;5(3):161-164 DOI: 10.5505/respircase.2016.36854
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Mustafa Çörtük 1 , Elif Tanrıverdio 2 , Kenan Abbaslı 2 , Mehmet Akif Özgül 2 , Erdoğan Çetinkaya 2
RESPIRATORY CASE REPORTS
Pulmonary alveolar proteinosis (PAP) is a rare disease
characterized by the accumulation of acellular surfactant
lipids and proteins within the alveoli. Idiopathic
PAP accounts for about 90% of all patients. Secondary
PAP factors include insecticides, inorganic dusts
such as silica, hematological malignancies, Human
Immunodeficiency Virus infection, leflunomide, toxic
gas inhalation, various industrial exposures to aluminum-
and metal oxide-containing dusts and clinical
conditions. Herein, we present a case of pulmonary
alveolar proteinosis and tracheal stenosis secondary
to exposure to fire and fire extinguisher.
Key words: Pulmonary Alveolar Proteinosis, Fire extinguishing
systems, Smoke Inhalation Injury.
Pulmonary alveolar proteinosis (PAP) was first described
in 1958 (1). With an unknown etiology, it
is a rare pulmonary disease characterized by the
accumulation of acellular surfactant lipids and
proteins within the alveoli. Irregularity in the clearance
of surfactants from the alveoli due to impaired
macrophage functions has been implicated
in the pathophysiology of the disease (2). Pulmonary
gas exchange is altered due to the accumulated
material in the alveoli; shortness of breath
develops; and defense mechanism of the lung is
weakened. It is typically divided into three groups;
congenital, idiopathic, and secondary. The etiolo-
Pulmoner alveoler proteinozis (PAP) nadir bir hastalıktır.
PAP alveollere aselüler sürfaktan lipidlerin ve
proteinlerin birkimi ile karakterizedir. İdiyopatik PAP
bütün PAP olgularının %90’ını oluşturur. Sekonder
PAP ise insektisitlerle, silika gibi inorganik tozlara,
hematolojik malignitelere, insan immün yetmezlik
virüs infeksiyonuna, leflunomide, toksik gaz inhalasyonuna,
alüminyum ve metal oksit içeren endüstriyel
tozlara sekonder gelişebilir. Biz de yangın ve yangın
söndürücü maruziyeti sonrası gelişen pulmoner alveolar
proteinozis ve trakeal stenoz olgusu sunduk.
Anahtar Sözcükler: Pulmoner alveoler proteinoz, Yangın
söndürme sistemleri, Duman inhalasyon hasarı.
gy of secondary PAP has been reported to be related
with insecticides, inorganic dusts such as
silica, hematological malignancies, HIV infection,
and leflunomide (3).
While hydrofluorocarbon (HFC) used in the fire
extinguisher is stable under normal conditions, it
decomposes under high temperature, liberating
the hydrofluoric acid (HFA). Kim et al. (4) reported
describes PAP which developed after chronic, repeated
exposure to fire extinguisher spray. The
present paper also reports a similar case who
developed PAP after being exposed to fire.
1 Department of Chest Diseases, Karabük University Faculty of
Medicine, Karabük, Turkey
2 Department of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Thoracic
Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey
1 Karabük Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim
Dalı, Karabük
2 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve
Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul
Submitted (Başvuru tarihi): 16.01.2016 Accepted (Kabul tarihi): 19.02.2016
Correspondence (İletişim): Mustafa Çörtük, Department of Chest Diseases, Karabük University Faculty of
Medicine, Karabük, Turkey
e-mail: mcortuk@yahoo.com
161

Respiratory Case Reports
CASE
A 41-year-old female patient was referred to us for the
evaluation and treatment of airway obstruction. Her history
revealed that she had no complaints until three months
ago, when a fire started in the hotel she was working for.
She had skin burn during this fire and she was also exposed
to the smoke and fire extinguisher powder in the
short term. The fire extinguisher system was the fire sprinkler
system which contained HFC. She was treated in the
intensive care unit for 40 days. Tracheostomy was performed
because of shortness of breath and stridor on day
20 of the intensive care unit stay, and, then, she was
intubated at a mechanic ventilator for a day. Reproduction
did not occur in the bronchial lavage culture. Physical
examination showed that she had second and thirddegree
burns on the 1/4 of the proximal back, shoulders,
and upper extremities in a patchy pattern, and there were
keloid tissues in these regions. She was tracheostomized,
conscious, oriented, and cooperative with a spontaneous
respiration. Auscultation revealed inspiratory rales in
bilateral middle and lower zones. Other systems examinations
were unremarkable. Her blood pressure: 94/74
mmHg; pulse rate, 75 bmp; and oxygen saturation from
the finger tip: 99 % (with 3 L/min oxygen). Arterial blood
gas analysis showed pH: 7.421, pO 2: 58.4 mmHg, and
pCO 2: 40.6 mmHg (with 2 L/min oxygen). Chest X-ray
showed a non-homogeneously increased density, more
remarkably in the bilateral lower zones and middle right
zone (Figure 1). A complete blood count analysis was
normal, except Hb (10.4 g/dL). Biochemistry analysis
results were normal, except LDH: 300 IU/L, C reactive
protein (CRP) 63 mg/L, total protein: 4.9 g/dL, and albumin
2.8 g/dL. The indicators of hepatitis and collagen
tissue were negative. Colistin-only-sensitive Pseudomonas
aeruginosa was grown in the urine culture. No respiratory
function test was performed, since she was tracheostomized.
Thoracic computed tomography (CT) showed
narrowing and irregularity of the tracheal lumen, bilateral
patchy crazy-paving pattern in both lungs despite largely
preserved areas (Figure 1). Rigid bronchoscopic examination
showed that the lumen of the trachea was 95% obliterated
by complex stenosis from the tracheostomy hole
down to the carina, and there was a web-like stenosis in
the left main bronchus 2 cm after the carina, narrowing
the lumen by 80%. The narrowing in the trachea was
dilated using a rigid tube. A fully patent lumen was
achieved in the trachea, which was followed by cryotherapy
in these areas. Repeated bronchoscopy was performed
14 days after the first one. A milk-like fluid was
aspirated by bronchoalvelolar lavage (BAL) from the right
system. The web-like stenosis on the left was dilated by a
scissor and a rigid tube (Figure 2a). A full patency was
achieved in the lumen in the left main bronchus. The
lavage fluid cytology was non-specific. A periodic acid
Schiff staining was performed, which resulted in positive
staining (Figure 2b). Based on these findings, the patient
was diagnosed with multiple airway stenosis and pulmonary
alveolar proteinosis due to the exposure to a fire or
fire extinguisher powder. A therapeutic BAL was scheduled
upon airway recovery. Unfortunately, the patient
died from respiratory failure in the city, where the patient
lived at six months of follow-up.
Figure 1: A crazy paving pattern on thoracic CT and chest X-ray
Figure 2a and b: Bronchoscopic view of before and after dilatation (a)
and diffuse positivity in periodic acid Schiff staining (X10) (b)
DISCUSSION
Pulmonary alveolar proteinosis is a rare pulmonary disease.
There is an accumulation of granular, acellular,
and periodic acid Schiff-positive material within the alveoli.
No interstitial inflammation and fibrosis are expected
(5). Three different types of PAP have been described;
congenital, primary and secondary. Idiopathic PAP accounts
for about 90% of all patients, particularly more
common in males and young adults (6).
Although pulmonary alveolar proteinosis is mainly idiopathic,
patients with secondary PAP have also been identified.
Secondary PAP factors include insecticides, inorganic
dusts such as silica, hematological malignancies,
HIV infection, leflunomide, toxic gas inhalation, exposure
to silica, various industrial exposures to aluminum- and
metal oxide-containing dusts and clinical conditions (6, 7).
Known as FM 200 or HFC-227 1,1,1,2,3,3,3-
hepatofluoropropane is a hydrofluorocarbon used in the
automatic fire extinguishing systems, and it is, in general,
non-toxic under normal conditions (8). However, under
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 162

Pulmonary Alveolar Proteinosis and Tracheal Stenosis after Exposure to Fire and Fire Extinghuisher |Çörtük et al.
high temperatures, it decomposes to release hydrogen
fluoride (9). Zierold et al. (8) reported patients who were
exposed to hydrogen fluoride and developed acute respiratory
failure under high temperatures. Similarly, Dote
et al. (10) reported respiratory problems that were associated
with exposure to the same agent. Although PAP
case associated with fire was not reported, a case which
may be associated with fire extinguisher was presented by
Kim et al. (4). The authors also reported that the patient
with PAP associated with chronic hydrogen fluoride inhalation
(4). In the BAL or serum, anti-GM-CSF antibody
measurement is useful for secondary PAP diagnosis and
levels of anti-GM-CSF antibodies correlated with the
severity of PAP (11). In one patient with PAP related to
indium-tin oxide exposure, elevated levels of antibodies to
GM-CSF were noted (12).
In the present case, secondary PAP was thought for exposure
to fire and fire extinguishers. However, anti-GM-CSF
antibody was unable to be investigated for BAL or serum.
Our case had no previously known or newly identified
concomitant disease, pulmonary infection or dust exposure
during the diagnosis and treatment period. The only
relevant history was her exposure to smoke and fire extinguishers
during the fire. No other etiologic factor was
found. Thus, we believe that she represents the second
such case reported to date. The patient who was reported
by Kim et al. (4) had little amount of exposure and chronic
hydrogen fluoride inhalation during eight months. She
also had a short-term and intensive exposure. It suggests
that short-term exposure may be also associated with PAP.
In conclusion, PAP should be considered in the differential
diagnosis of respiratory complaints in individuals who
were rescued from a fire and in case of exposure to various
propellant gases containing hydrofluorocarbon accompanied
with high temperatures. A milk-like appearance
of the lavage fluid during bronchoscopy provides an
important clue for PAP. The treatment of choice for stricture
in the respiratory tract is mechanical dilation, while
whole lung lavage is the main treatment for pulmonary
alveolar proteinosis.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Planning and
Design - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Supervision -
M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Funding -; Materials -
M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Data Collection and/or Processing
- M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Analysis and/or
Interpretation - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Literature Review
- M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Writing - M.Ç., E.T.,
M.A.Ö., E.Ç.; Critical Review - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.
YAZAR KATKILARI
Fikir - M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Tasarım ve Dizayn
- M.Ç., E.T., K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Denetleme - M.Ç., E.T.,
K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Kaynaklar -; Malzemeler - M.Ç., E.T.,
M.A.Ö., E.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç., E.T.,
K.A., M.A.Ö., E.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - M.Ç., E.T.,
M.A.Ö., E.Ç.; Literatür Taraması - M.Ç., E.T., M.A.Ö.,
E.Ç.; Yazıyı Yazan - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.; Eleştirel
İnceleme - M.Ç., E.T., M.A.Ö., E.Ç.
REFERENCES
1. Rosen SH, Castleman B, Liebow AA. Pulmonary alveolar
proteinosis. N Engl J Med 1958; 258:1123-42.
[CrossRef]
2. Menard KJ. Whole lung lavage in the treatment of pulmonary
alveolar proteinosis. J Perianesth Nurs 2005;
20:114-26. [CrossRef]
3. Taş D, Kunter E, Küçükodacı Z, Ayten Ö, Kartaloğlu Z.
Pulmoner Alveoler Proteinozis: İki olgu sunumu. Solunum
2011; 13:182–6.
4. Kim Y, Shin J, Kang S, Kyung S, Park JW, Lee S, et al.
Pulmonary alveolar proteinosis induced by hydrofluoric
acid exposure during fire extinguisher testing. J Occup
Med Toxicol 2015; 10:6. [CrossRef]
5. McDonald JW, Alvarez F, Keller CA. Pulmonary alveolar
proteinosis in association with household exposure to fibrous
insulation material. Chest 2000; 117:1813-7.
[CrossRef]
6. Blanc PD, Golden JA. Unusual occupationally related
disorders of the lung: case reports and a literature review.
Occup Med 1992; 7:403-22.
7. Bonella F, Bauer PC, Griese M, Ohshimo S, Guzman J,
Costabel U. Pulmonary alveolar proteinosis: new insights
from a single-center cohort of 70 patients. Respir Med
2011; 105:1908-16. [CrossRef]
8. Zierold D, Chauviere M. Hydrogen Fluoride inhalation
injury because of a fire suppression system. Mil Med
2012; 177:108-12. [CrossRef]
9. Copeland G, Lee EP, Dyke JM, Chow WK, Mok DK,
Chau FT. Study of 2-H-heptafluoropropane and its
thermal decomposition using UV photoelectron
spectroscopy and ab initio molecular orbital calculations.
J Phys Chem A 2010; 114:3540-50. [CrossRef]
163 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
10. Dote T, Kono K, Usuda K, Shimizu H, Kawasaki T, Dote E.
Lethal inhalation exposure during maintenance operation
of a hydrogen fluoride liquefying tank. Toxicol Ind Health
2003; 19:51-4. [CrossRef]
11. Lin FC, Chang GD, Chern MS, Chen YC, Chang SC.
Clinical significance of anti-GM-CSF antibodies in idiopathic
pulmonary alveolar proteinosis. Thorax 2006;
61:528-34. [CrossRef]
12. Cummings KJ, Donat WE, Ettensohn DB, Roggli VL, Ingram
P, Kreiss K. Pulmonary alveolar proteinosis in workers
at an indium processing facility. Am J Respir Crit
Care Med 2010; 181:458-64. [CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 164

Respir Case Rep 2016;5(3):165-168 DOI: 10.5505/respircase.2016.39200
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Ahmet Arisoy 1 , Hilmi Demirkiran 2 , Huseyin Akdeniz 3 , Selami Ekin 1
RESPIRATORY CASE REPORTS
Hypersensitivity reactions such as itching, urticaria,
angioedema, and anaphylactic reaction are usually
seen after a bee or wasp sting. In the literature, rare
cases such as myasthenia gravis, peripheral neuritis,
encephalomyelitis, optic neuritis, cerebral hemorrhage,
myocardial infarction, and nephrotic syndrome
have been reported. A 33-year-old female
patient was admitted to our emergency department
due to the development of dyspnea after a single bee
sting. She had no complaints other than dyspnea. On
her X-ray, there were bilateral patchy infiltrations. In
the blood gases without oxygen, the pH was 7.3,
pO2 was 35 mmHg, pCO2 was 30 mmHg, and
saturation was 75%. Echocardiography findings were
normal. She was treated in the intensive care unit
under non-invasive mechanical ventilation. She was
discharged with full recovery.
Key words: Respiratory Distress Syndrome, Adult,
Wasp, Noninvasive Ventilation.
Hypersensitivity reactions such as itching, urticaria,
angioedema, and anaphylactic reaction are usually
seen after a bee or wasp sting. In the literature,
rare cases such as myasthenia gravis, peripheral
neuritis, encephalomyelitis, optic neuritis, cerebral
hemorrhage, myocardial infarction, and nephrotic
Bal arısı veya yaban arısı sokması sonrasında genellikle,
kaşıntı, ürtiker, anjiyoödem ve anafilaktik reaksiyon
gibi aşırı duyarlılık reaksiyonları görülür. Literatürde,
arı sokması sonrası, myastenia gravis, periferik
nörit, ensefalomiyelit, optik nörit, beyin kanaması,
miyokard infarktüsü ve nefrotik sendrom gibi nadir
olgular paylaşılmıştır. Otuz üç yaşındaki bayan hasta
tek arı sokması sonrasında nefes darlığı nedeniyle acil
servisimize başvurdu. Nefes darlığı dışında hiçbir
şikâyetleri yoktu. Akciğer grafisinde, bilateral yamalı
infiltrasyonları vardı. Oksijensiz alınan kan gazında,
pH 7,3, paO2 35 mmHg, paCO2 30 mmHg ve
saturasyonu % 75 idi. Ekokardiyografi tamamen
normaldi. Yoğun bakımda alındı ve non-invazif mekanik
ventilasyon başlanan hasta tedavi sonrası tamamen
düzeldi.
Anahtar Sözcükler: Yetişkin solunum sıkıntısı sendromu,
Yaban arısı, Noninvazif ventilasyon.
syndrome have been reported. However, no cases
of adult respiratory distress syndrome (ARDS) have
been reported after a wasp sting. Herein, we present
a 33-year-old female case of ARDS following
a wasp sting.
1 Department of Chest Diseases, Yüzüncü Yıl University, Faculty of
Medicine, Van, Turkey
2 Department of Anesthesiology and Reanimation, Yüzüncü Yıl
University, Faculty of Medicine, Van, Turkey
3 Department of Radiology, Yüzüncü Yıl University, Faculty of
Medicine, Van, Turkey
1 Yüzüncü Yıl Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları
Anabilim Dalı, Van
2 Yüzüncü Yıl Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Anestezi ve Reaminasyon
Anabilim Dalı, Van
3 Yüzüncü Yıl Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim
Dalı, Van
Submitted (Başvuru tarihi): 09.01.2016 Accepted (Kabul tarihi): 08.02.2016
Correspondence (İletişim): Ahmet Arisoy, Department of Chest Diseases, Yüzüncü Yıl University, Faculty of Medicine, Van, Turkey
e-mail: drahmetarisoy@gmail.com
165

Respiratory Case Reports
CASE
A 33-year-old female patient was admitted to our emergency
department with dyspnea after a single wasp sting.
She had no other complaints. She did not have swelling
in her face or throat, skin rash or itching. Her medical
history revealed respiratory distress a year ago; however,
she was discharged without being taken to the intensive
care unit (ICU).
While in the emergency room, her respiratory rate was 30
bpm, arterial pressure was normal, and saturation measured
with a pulse oximeter was 74%. Based on these
findings, she was transferred to the ICU. Chest X-ray
showed bilateral patchy infiltrations observed (Figure 1).
In the blood gases taken without oxygen, pH was 7.3,
pO 2 was 35 mmHg, pCO 2 was 30 mmHg, and the saturation
was 75%. The PO2/FiO2 ratio was 1.66. Her
complete blood count and biochemistry tests were normal.
On thoracic computed tomography (CT), there were
bilateral areas of patchy ground glass and pleural effusion
(Figure 2). Echocardiography findings were completely
normal. The patient was suspected with an anaphylactic
reaction and methylprednisolone, antihistamines,
adrenalin, and NIMV were initiated. While under NIMV,
oxygen saturation was around 95%. The patient was
followed in the ICU for three days and transferred to the
ward when the saturation remained above 90% with a
respiratory rate of 15 bpm. At the end of three days, the
X-ray findings improved to almost normal (Figure 3).
Figure 2: Pleural effusion and patchy ground glass areas on thoracic CT
Figure 3: Almost normal chest radiography after treatment
Figure 1: Bilateral patchy infiltrations on chest radiography
DISCUSSION
After a wasp sting, the main symptoms include local effects
such as edema, erythema and burning, and generalized
effects such as itching, urticaria, angioedema, and,
in rare cases, anaphylactic reaction (1). Also, rare neurological
complications such as myasthenia gravis, peripheral
neuritis, encephalomyelitis, optic neuritis, cerebral
infarction, Parkinsonism, pontine hematoma, and thalamic
and mesencephalic hemorrhage as well as cardiac
complications such as myocardial infarction and renal
complications such as nephrotic syndrome have been
reported (2-11).
More than 50 specific conditions associated with the
development of adult respiratory distress syndrome (ARDS)
are recognized. The risk for development of ARDS depends
on the predisposing clinical condition (i.e., some
events are more likely than others to progress to ARDS)
but also increases with the number of predisposing factors.
Sepsis, bacterial pneumonia, multiple trauma, and
aspiration pneumonia are the most common predispos-
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 166

Adult Respiratory Distress Syndrome after A Wasp Sting | Arisoy et al.
ing factors, accounting all together for more than 70% of
cases; infection is the most frequent cause (12).
While the sting of a single wasp can lead to IgE-mediated
anaphylaxis, multiple wasp stings can lead to systemic
reactions caused by toxin-mediated cellular injury. Wasp
venom contains active amines such as serotonin and
histamine and the wasp venom contains kinin and histamin-releasing
peptides which may cause severe systemic
toxic effects such as hemolysis, coagulopathy, rhabdomyolysis,
and acute renal failure (13).
Mej'ıav'elez et al. (13) reported 43 cases of acute renal
failure who developed after multiple African bee stings.
They showed that renal failure developed after rhabdomyolysis.
Bektaş et al. (14) presented two cases who experienced
convulsions after a bee sting. In these pediatric
cases, convulsion was observed six to eight hours after
the bee sting. Neither of these children had a previous
history of convulsion. The convulsions did not reoccur
during follow-up. In another report, Yoder et al. (15)
reported a 60-year-old female patient who developed
intracerebral hemorrhage following multiple bee stings.
The patient developed nausea, vomiting, and diarrhea,
and a general feeling of being unwell two days after the
bee stings. Cerebral CT revealed an intracerebral hemorrhage.
In addition, Aydın et al. (16), determined nephrotic syndrome
in a three year old patient who presented with
complaints of swelling around the eyes and face and
edema of the body and particularly the legs eight days
after a bee sting. In a 65-year-old patient reported by
Mathew et al (17), acute myocardial infarction, severe
rhabdomyolysis, and angioedema were detected after
multiple bee stings. Yanagawa et al. (18) reported that
the skin necrosis developing after a wasp sting could be
an indicator of systemic toxic effects.
CONCLUSION
However, there is no reported case of adult respiratory
distress syndrome developing after a wasp sting. Reported
cases are the ones of respiratory insufficiency in the form
of laryngeal edema, angioedema, or anaphylactic shock.
In our case, ARDS developed after the single sting of a
wasp on the patients arm. The patient had no complaints
other than dyspnea. She had no complaints such as rash,
swelling or itching. Respiratory distress developed approximately
30 min after the sting and a diagnosis of ARDS
was made in the emergency room. Therefore, the patient
was transferred to the ICU. Her medical and NIMV treatment
was arranged in the ICU. The patient completely
recovered after treatment.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - A.A., H.D., H.A., S.E.; Planning and Design -
A.A., H.D., H.A., S.E.; Supervision - A.A., H.D., H.A.,
S.E.; Funding -; Materials - A.A.; Data Collection and/or
Processing - S.E., H.A.; Analysis and/or Interpretation -
A.A.; Literature Review - H.D.; Writing - A.A.; Critical
Review - S.E., H.D.
YAZAR KATKILARI
Fikir - A.A., H.D., H.A., S.E.; Tasarım ve Dizayn - A.A.,
H.D., H.A., S.E.; Denetleme - A.A., H.D., H.A., S.E.;
Kaynaklar -; Malzemeler - A.A.; Veri Toplama ve/veya
İşleme - S.E., H.A.; Analiz ve/veya Yorum - A.A.; Literatür
Taraması - H.D.; Yazıyı Yazan - A.A.; Eleştirel İnceleme -
S.E., H.D.
REFERENCES
1. Day JM. Death due to cerebral infarction after wasp
stings. Arch Neurol 1962; 7:184-6. [CrossRef]
2. Ashworth B. Encephalopathy following a sting. J Neurol
Neurosurg Psychiatry 1964; 27:542-6. [CrossRef]
3. Boz C, Velioglu S, Ozmenoglu M. Acute disseminated
encephalomyelitis after bee sting. Neurol Sci 2003;
23:313-5. [CrossRef]
4. Brumlik J. Myasthenia gravis associated with wasp sting.
JAMA 1976; 235:2120-1. [CrossRef]
5. Crawley F, Schon F, Brown MM. Cerebral infarction: a
rare complication of wasp stings. J Neurol Neurosurg
Psychiatry 1999; 66:550-1. [CrossRef]
6. Goldstein NP, Rucker W, Klass DW. Encephalopathy and
papilledema after bee stings. JAMA 1964; 188:1083-4.
[CrossRef]
7. Maltzman JS, Lee AG, Miller NR. Optic neuropathy occurring
after bee and wasp sting. Ophtalmology 2000;
107: 193-5. [CrossRef]
8. Remes-Troche JM, Tellez-Zenteno JF, Rojas-Serrano J,
Senties-Madrid H, Vega-Boada F, Garcia-Ramos G.
Thalamic and mesencephalic hemorrhages after multiple
honeybee stings: a life-threatening apitherapy
complication. Eur Neurol 2003; 49:188-9. [CrossRef]
9. Riggs JE, Ketonen LM, Bodensteiner JB, Benesch CG.
Wasp sting-associated cerebral infarction: a role for
167 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
cerebrovascular sympathetic innervation. Clin
Neuropharmocol 1993; 16: 362-5. [CrossRef]
10. Schiffman JS, Tang RA, Ulysses E, Dorotheo N, Singh SS,
Bahrani HM. Bilateral ischemic optic neuropathy and
stroke after multiple bee stings. BR J Ophthalmol 2004;
88:1596-8.
11. Starr JC, Brasher GW. Wasp sting anaphylaxis with cerebral
infarction. Ann Allergy 1977; 39: 431-3.
12. Korman SH, Jabbour S, Harari MD. Multiple hornet (Vespa
orientalis) stings with fatal outcome in a child. J Paediatr
Child Health 1990; 26:283-5.
13. Mejía Vélez G. Acute renal failure due to multiple stings
by Africanized bees. Report on 43 cases. Nefrologia
2010; 30:531-8. [CrossRef]
15. Yoder J, Lloyd A, Tilney PV, McKenna DP. Intracerebral
hemorrhage following multiple bee stings. JAAPA 2013;
26:1097-101. [CrossRef]
16. Aydın M, Karakuş N, Akarsu S, Demirol M. Nephrotic
syndrome in a child following a bee sting. J Fırat Med
2006; 11:71-2.
17. Mathew A, Chrispal A, David T. Acute myocardial injury
and rhabdomyolysis caused by multiple bee stings. J Assoc
Physicians India 2011; 59:518-20.
18. Yanagawa Y, Morita K, Sugiura T, Okada Y. Cutaneous
hemorrhage or necrosis findings after Vespa mandarinia
(wasp) stings may predict the occurrence of multiple organ
injury: a case report and review of literature. Clin
Toxicol (Phila) 2007; 45:803-7.
14. Bektas S, Peker E, Cağan E, Doğan M, Kaya A, Sal E ve
ark. Arı sokmasını takiben konvulziyon geliştiren iki olgu
Sunumu. Tıp Araştırmaları Dergisi 2010; 8:131-3.
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 168

Respir Case Rep 2016;5(3):169-173 DOI: 10.5505/respircase.2016.66487
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Selim Erkan Akdemir 1 , Pınar Çelik 1 , Timur Pırıldar 2
RESPIRATORY CASE REPORTS
Folat antagonisti olan metotreksat, inflamatuvar ve
neoplastik hastalıklarda kullanılır. Metotreksat kullanımına
bağlı pulmoner toksisite nadirdir. Romatoid
artrit nedeniyle 3 ay önce haftada bir 10 mg intramuskuler
metotreksat ve 4 mg prednizolon başlanan
67 yaşında kadın hastada, nefes darlığı, öksürük,
ateş ve ağız içinde yara yakınmaları ortaya çıkması,
toraks bilgisayarlı tomografide her iki akciğerde üst
loblarda periferik yerleşimli ve alt loblarda alveolar
düşük dansitede opasiteler ve konsolide alanların
görülmesi üzerine olası dispne nedenleri dışlanmış,
klinik ve radyolojik olarak metotreksata bağlı pulmoner
toksisite düşünülmüş ve kortikosteroid tedavisi ile
belirgin düzelme sağlanmıştır. Tanı ve tedavide gecikme
ölümcül sonuçlara yol açabileceği için metotreksat
kullanımına bağlı pulmoner toksisite gelişebileceği
akla getirilmelidir.
Anahtar Sözcükler: Akciğer, metotreksat, toksisite.
1 Celal Bayar Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim
Dalı, Manisa
2 Celal Bayar Üniversitesi Tıp Fakültesi, Romatoloji Anabilim Dalı,
Manisa
Methotrexate (folate-antagonist) is used in the treatment
of several inflammatory and neoplastic diseases.
However pulmonary toxicity due to methotrexate is
uncommon. Herein, we present a 67-year-old woman
with rheumatoid arthritis who was treated with
methotrexate 10 mg intramuscular weekly and oral
methylprednisolone 4mg daily. She was admitted with
dyspnea, cough, fever, and oral ulcers. Thoracic
computed tomography revealed bilateral alveolar low
intensity areas and consolidation in peripheral region
of upper and lower lobes. Other possible causes of
dyspnea were excluded. Based on the clinical and
radiographic findings, the patient was diagnosed with
methotrexate-related pulmonary toxicity. Her overall
status improved dramatically with corticosteroid therapy.
The clinician should keep in mind the possibility
of methotrexate-related pulmonary toxicity in cases,
as in our case, since delay in diagnosis and treatment
can be fatal.
Key words: Lung, metotrexate, toxicity.
1 Department of Chest Diseases, Celal Bayar University Faculty
of Medicine, Manisa, Turkey
2 Department of Rheumatology, Celal Bayar University Faculty
Of Medicine, Manisa, Turkey
Başvuru tarihi (Submitted): 08.11.2015 Kabul tarihi (Accepted): 12.01.2016
İletişim (Correspondence): Selim Erkan Akdemir, Celal Bayar Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Manisa
e-mail: drselimakdemir@yahoo.com
169

Respiratory Case Reports
Romatoid artrit, otoimmün hastalıklar grubunda ele
alınan çevresel, kalıtsal ve hormonal faktörlerin etkileşimi
ile geliştiği düşünülen bir hastalıktır (1). Toplumda en sık
görülen kronik, erozif, otoimmün ve inflamatuvar bir
poliartrittir. Primer olarak bir eklem hastalığı
görünümünde olmakla birlikte çeşitli eklem dışı
tutulumları da olan sistemik bir hastalıktır (2). Romatoid
artrit prevalansı %0,5 ile 2 arasında değişmektedir.
Kadınları erkeklere göre 2-4 kat daha fazla etkiler ve en
sık 35-45 yaş arası kadınlarda görülür.
Akciğer tutulumu romatoid artritte sık görülmekle birlikte
prevalansı ve nedeni henüz tam olarak bilinmemektedir.
Plöropulmoner komplikasyonlar hastalığın morbidite ve
mortalitesini arttıran faktörlerden biridir (3). Romatoid
artrit kadınlarda sık görülür, fakat akciğer tutulumu
erkeklerde daha fazladır. Romatoid artrite bağlı akciğer
tutulumu; effüzyonlu ve effüzyonsuz plevral tutulum,
nekrobiyotik (romatoid) nodüller, kaplan sendromu, diffüz
interstisyel pnömonitis ve fibrozis, pulmoner arteritis
şeklinde görülebilmektedir (4,5). Romatid artrit
tedavisinde non-steroid anti inflamatuvar ilaçlar,
metotreksat, hidroksiklorokin, sülfasalazin, siklosporin,
kortikosteroidler, leflunamid, TNF-α inhibitörleri
(etanercept, infliximab, adalimumab ve interlökin 1
inhibitörü (anakinra) kullanılabilir (6-8).
Metotreksat, dihidrofolat redüktaz enzimini inhibe ederek
hücrelerde tetrafolat seviyesini düşüren folik asit
antagonisti bir ilaçtır (9). En sık gözlenen yan etkileri
gastointestinal yakınmalar, alopesi, kemik iliği
baskılanması, mukozada inflamasyon, karaciğer nekrozu
ve nefrotoksisitedir (%10-30)(10). Romatoid artrit tanısı
konulmuş olan bir hastada yüksek ateş, şiddetli bulantı,
kusma, karın ağrısı, ishal veya oral ülserler görüldüğünde
metotreksat entoksikasyonu akla gelmelidir.
Burada, romatoid artrid tanısıyla 3 aydır metotreksat alan
kadın olgu, pulmoner toksisite gelişmesi nedeniyle
sunulmaktadır.
Altmış yedi yaşında kadın hastaya, hastanemiz romatoloji
kliniğinde 2 yıl önce romatoid artrit tanısı konmuş ve
salazoprin başlanmış. Tedaviye yanıt alınamaması üzerine
3 ay önce metotreksat (haftada 10 mg) ve prednizolon (4
mg/gün) başlanmış. Son bir aydır kuru öksürük ve nefes
darlığı olması, son günlerde ateş ve ağız içinde yara yakınmaları
başlaması üzerine romatoloji kliniğine yatırılmış.
Hastanın genel durumu orta, dispneik görünümdeydi.
Dudak ve dilde aftöz lezyonlar mevcuttu (Şekil 1). Solunum
sistemi oskültasyonunda bilateral tüm zonlarda inspiratuvar
ralleri mevcut idi. Posteroanterior (PA) akciğer
grafisinde sağ akciğer alt zonda heterojen dansite ve
bilateral üst zonlarda periferde retiküler dansite artımı
izlendi (Şekil 2). Laboratuvar tetkiklerinde; beyaz küre
sayısı 11.940/mm³, hematokrit: % 38, hemoglobin: 13,3
g/dl ve biyokimyasal testleri normal idi. Kan gazı:
SaO 2: % 84, PaO 2: 49 mmHg, PaCO 2: 30 mmHg, pH:
7,46 idi. Toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) her iki
akciğerde üst loblarda periferik yerleşimli, her iki akciğer
alt loblarda peribronşial kalınlaşmalar ile seyreden alveolar
düşük dansitede opasiteler, ayrıca sol akciğer alt lob
posterior segment ve sağ akciğer alt lob posterior segmentte
konsolide alanlar izlendi (Şekil 3). Hastaya o dönemde
klinikte karbonmonoksit gazı olmaması nedeniyle
DLCO ölçümü yapılamadı.
Şekil 1: Dudaklarda ve dilde aftöz lezyonlar.
OLGU
Şekil 2: Tedavi öncesi PA akciğer grafisinde bilateral alt zonlarda heterojen
dansite artımı.
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 170

Metotreksata Bağlı Gelişen Pulmoner Toksisite | Akdemir ve ark.
Şekil 3: Tedavi öncesi toraks BT parankim kesitlerinde her iki akciğerde
üst loblarda periferik yerleşimli, her iki akciğer alt loblarda peribronşial
kalınlaşmalar ile seyreden alveolar düşük dansitede opasiteler, bilateral
alt lob posterior segmentlerde konsolide alanlar.
Hastada klinik ve radyolojik olarak pulmoner tromboemboli
düşünülmedi. Pnömoni tanısı ile levofloksasin başlandı.
Fiberoptik bronkoskopi yapıldı. Gönderilen bronş
lavajı ve bronkoalveolar lavaj kültürlerinde üreme olmadı.
Gönderilen materyallerin sitolojisi benign ve BAL
CD4/CD8 oranı 0,5 olarak sonuçlandı. Beş günlük antibiyotik
tedavisi ile klinik ve radyolojik düzelme olmaması,
balgam, bronş lavajı ve kan kültürlerinde herhangi bir
üreme saptanmaması, hipoksinin düzelmemesi ve ağız
içindeki aftöz lezyonların da görülmesi üzerine metotreksata
bağlı pulmoner toksisite olabileceği düşünüldü. Metotreksat
kesildi. Hastaya prednizolon 80 mg/gün başlandı.
Kortikosteroid tedavinin 7. gününde oda havasında
oksijen satürasyonu %92’ye yükseldi. PA akciğer grafisinde
belirgin regresyon izlendi, hasta mobilize olmaya başladı,
kortikosteroid tedavisi azaltıldı. Romatoid artrit nedeni
ile steroid tedavisine 4 mg/gün doz ile devam edildi.
Tedavinin birinci ayında poliklinik kontrolleri ile değerlendirilen
hastanın akciğer grafisi ve toraks BT’de patolojik
bulgu izlenmedi (Şekil 4-5).
Şekil 4: Tedavi sonrası birinci ayda PA akciğer grafisi.
Şekil 5: Tedavi sonrası birinci ayda toraks BT parankim kesitleri.
TARTIŞMA
Metotreksat elli yıldır antiproliferatif etkisi nedeni ile kanser
tedavisinde, yaklaşık 20 yıldır da romatoid artrit tedavisinde
kullanılmaktadır. Etkisini tedavi başladıktan sonra
3-6 hafta içinde gösterir ve genelde iyi tolere edilir. Metotreksat
toksisitesi en sık doza bağlı olarak ortaya çıkar.
En sık görülen yan etkisi kemik iliği toksisitesi olup düşük
dozlarda bile ortaya çıkabilir. Metotreksat ile tedavi edilen
420 romatoid artrit hastasında 60 aylık izlemde 10 hastada
(%2,4) hematolojik toksisite geliştiği bildirilmiştir (10).
Metotreksata bağlı akciğer hastalığının patogenezi henüz
tam olarak bilinmemekle birlikte aşırı duyarlılık reaksiyonu,
doğrudan toksik ilaç reaksiyonu, immünolojik bir reaksiyon,
folat yetersizliği veya idiyosenkrazi reaksiyonu gibi
çok değişik teoriler ileri sürülmüştür (11).
İlaca bağlı pulmoner toksisitenin ayırıcı tanısı zordur.
Klinik, radyolojik, histolojik bulguların spesifik olmayışı ve
altta yatan hastalığın bulunuşu tanı koymayı güçleştirmektedir
(12). Metotreksata bağlı pulmoner toksisitenin yüksek
ve olası tanısında majör ve minör kriterler bildirilmiştir.
Majör kriterler; histopatolojik olarak hipersensitivite pnömonitisin
gösterilmesi, radyolojik olarak pulmoner interstisyel
veya alveoler infiltratlarının olması, balgam ve kan
kültüründe (ateş varsa) mikroorganizmanın üretilmemesi,
minör kriterler; 8 haftadan kısa süren nefes darlığı, nonprodüktif
öksürük, oda havasında satürasyonun % 90’in
altında olması, DLCO’un 70’in altında olması, kan beyaz
küre sayısının 15.000 mm³’ün altında olması (13). Majör
kriterlerden en az bir tanesi ve minör kriterlerden en az 3
tanesi varsa kesin metotreksat pnömoniti, major kriterlerden
histopatoloji dışındaki iki kritere ek olarak minör
kriterlerden en az iki tanesi varsa olası metotreksat pnömonitisini
düşündürür (14,15).
Olgumuzda, yukarıda tarif edilen kriterlerden 2 majör ve
4 minör kriter mevcut idi. Olgumuzda romatoid artrit
akciğer tutulumu da ayırıcı tanıda düşünülmesi gereken
hastalıklar arasında yer almakla birlikte 3 ay önce metotreksat
başlanması, yaklaşık bir aydır solunumsal yakınmalarının
olması, oral aftöz lezyonlar gibi diğer toksisite
bulgularının da eşlik etmesi romatoid artritin akciğer tutulumundan
uzaklaştırmıştır.
171 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
Metotreksata bağlı pulmoner toksisite oldukça nadir
olup %0,5-7 oranlarında görülmektedir (7,16-18). Metotreksata
bağlı pulmoner tutulum düşük doz kullanıma
bağlı gelişebileceği gibi daha sıklıkla uzun süreli ve yüksek
doz kullanım sonucunda tedavinin başlangıcından
haftalar sonra ortaya çıkmaktadır (10). Genellikle subakut
başlangıçlı kuru öksürük, ateş, nefes darlığı, bilateral
akciğer infiltrasyonları ve restriktif tipte solunum fonksiyon
bozukluğu ile tanımlanır. Toraks BT'de bilateral interstisyel
ve/veya alveoler infiltrasyonlar, septal kalınlaşma, buzlu
cam görüntüsü ve konsolidasyon alanları görülür (16-18).
Akciğer biyopsisinde; interstisyel infiltrasyonlar, granülomlar
veya perivasküler inflamasyonun eşlik ettiği yaygın bir
alveoler hasar izlenir (10). Romatoid artritli bir hastada
yukarıda bahsedilen klinik ve radyolojik bulgular saptandığında
ayırıcı tanıda akciğerin fırsatçı enfeksiyonlarını da
akla getirmek gerekir. Balgam ve kan kültürlerinde üreme
saptanmaması, nonspesifik antibiyotik tedavilerine cevap
alınamaması durumunda infeksiyon dışlanabilmektedir.
Metotreksata bağlı akciğer dışı komplikasyonlar; gastointestinal
intolerans, hepatotoksisite, hematolojik yan etkiler,
alopesi, ürtiker, mükokutanöz ülserler ve küçük damarlarda
vaskülittir (19). Mukokütanöz yan etkiler hafif oral
ülserlerden ilerleyici ciddi özefagus, mesane ve vaginal
ülserlere kadar geniş bir spektrumda görülebilir (20).
Olgumuzda bu yan etkiler içinde sadece oral ülserler
oluştuğu gözlenmiş, oral ülsere neden olabilecek enfeksiyon,
vaskülit vb. gibi nedenler dışlandıktan sonra metotreksatın
yan etkisi olarak değerlendirilmiş, kortikosteroid
tedavisiyle belirgin düzelme sağlanmıştır. Moisa ve ark.(9)
yaptıkları bir çalışmada, yüksek doz metotreksat kullanımı
sırasında karaciğer nekrozu, pansitopeni ve mukozite
bağlı 4 ölüm bildirilmiş ve doktorların dikkati metotreksatın
olası ölümcül yan etkilerine çekmiştir. Metotreksatın
sıklıkla deri, gastrointestinal sistem ve santral sinir sistemi
üzerine yan etkileri vardır, ancak bu yan etkiler şiddetli
değildir. Yaşamı tehdit eden yan etkiler ise pulmoner
toksisite, hepatotoksisite ve hematolojik yan etkilerdir (15).
Metotreksata bağlı pulmoner toksisiteden şüphelenildiğinde,
ilaç derhal kesilmelidir. Kortikosteroidler düzelmeyi
hızlandırabildiği için şiddetli olgularda önerilmektedir (10).
Olgumuzda da metotreksata bağlı pulmoner toksisiteden
şüphelenildiği için metotreksat hemen kesildi, solunum
yetmezliği bulgularının da olması üzerine kortikosteroid
tedavisi başlandı. Kortikosteroid ile kısa bir süre sonra
klinik ve radyolojik düzelme sağlandı. Kortikosteroid dozu
azaltılarak romatoid artrit tedavisi için uygun görülen
doza indirildi. Hastamız romatoid artrit tedavisine prednizolone
4 mg/gün dozunda devam etmektedir, yaklaşık 3
aydır izlem altında olup herhangi bir solunumsal yakınması
yoktur.
Sonuç olarak; ilaca bağlı pulmoner toksisite tanısı koyabilmek
için öncelikle şüphelenip ayrıntılı anamnez almak
gerekir. İlaçlara bağlı akciğer hastalığının gelişmesinin
klinik, radyolojik ve histopatolojik bulgularının spesifik
olmaması, hastaların kronik hastalar olması ve birden
fazla ilaç kullanmaları nedeniyle pulmoner toksisite tanısı
koymak güçtür. Metotreksat tedavisi sonucu gelişen pulmoner
toksisite nadirdir, tedavi edilmediği takdirde ölümcül
seyredebilmektedir.
ÇIKAR ÇATIŞMASI
Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.
YAZAR KATKILARI
Fikir - S.E.A., P.Ç., T.P.; Tasarım ve Dizayn - S.E.A., P.Ç.,
T.P.; Denetleme - S.E.A., P.Ç., T.P.; Kaynaklar - P.Ç.;
Malzemeler - S.E.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - P.Ç.,
T.P.; Analiz ve/veya Yorum - P.Ç.; Literatür Taraması -
T.P.; Yazıyı Yazan - S.E.A.; Eleştirel İnceleme - P.Ç.
KAYNAKLAR
1. Direskeneli H, Yavuz ŞK, Fresko İ, Çakır N, Ertenli İ. Romatoid
artrit etyopatagenezi, eklem bulguları, laboratuar
bulguları, ayırıcı tanı ve tedavi ilkeleri. In: Hamuryudan V
Ed. Romatoid Artrit. Ankara: MD Yayıncılık, 2002:8-55.
2. Appelboom T, Halberg P. History MC, Silman AJ, Smolen
JS, Weinblatt ME, Weisman MH (Eds). Rheumatology.
Edinburg: Mosby; 2003.
3. Schwarz MI. Pulmonary manifestations of the collagen
vasculer diseases. In: Fishman AP, Elias JA, Grippi MA,
Eds. Fishman’s Pulmonary Diseases And Disordes. Vol 1,
13th ed. New York: The Mc Grow Hill; 1998:1122-26.
4. Cohen JM, Miller A, Spiera H. Interstitial pneumonitis
complicating rheumatoid arthritis. Sustained remission
with azathioprine therapy. Chest 1977; 72:521-4.
5. Cervantes-Perez P, Toro-perez AH, Rodriguez-Juvado P.
Pulmonary involvement in rheumatoid arthritis. JAMA
1980; 243:1715-9. [CrossRef]
6. Ataman Ş, Borman P, Evci D, Aydoğ E, Ayhan F, et al.
Management of rheumatoid arthritis: consensus recommendations
from the Turkish league against rheumatism.
Turk J Rheumatol 2011; 26:273-94. [CrossRef]
7. Jakubovic BD, Donovan A, Webster PM, Shear NH. Methotrexate-induced
pulmonary toxicity. Can Respir J 2013;
20:153-5. [CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 172

Metotreksata Bağlı Gelişen Pulmoner Toksisite | Akdemir ve ark.
8. Roubille C, Haraoui B. Interstitial lung diseases induced
or exacerbated by DMARDS and biologic agents in rheumatoid
arthritis: a systematic literature review. Semin
Arthritis Rheum 2014; 43:613-26. [CrossRef]
9. Moisa A, Fritz P, Benz D, Wehner HD. Iatrogenicallyrelated,
fatal methotrexate intoxication: a series of four
cases. Forensic Sci Int 2006; 156:154-7. [CrossRef]
10. Ohosone Y, Okano Y, Kameda H, Hama N, Matsumura
M, Nojima T, et al. Toxicity of low-dose methotrexate in
rheumatoid arthritis-clinical characteristics in patients with
MTX-induced pancytopenia and interstitial pneumonitis.
Ryumachi 1997; 37:16-23.
11. van Ede AE, Laan RF, Blom HJ, De Abreu RA, van de Putte
LB. Methotrexate in rheumatoid arthritis: an update
with focus an mechanisms involved in toxicity. Semin
Arthritis Rheum 1998; 27:277-92. [CrossRef]
12. Cooper JA Jr, Whitw DA, Matthay RA. Drug-induced
pulmonary disease. Part 1. Cytotoxic drugs. Am Rev Respir
Dis 1986; 133: 321-40.
13. Searles G, McKendry RJ. Methotrexate pneumonitis in
rheumatoid arthritis: potential risk factors. Four case reports
and review of the literature. J Rheumatol 1987;
14:1164-71.
arthritis. A multicenter, case-control study. Methotrexate-
Lung Study Group. Ann Intern Med 1997; 127:356-64.
15. D'Andrea N, Triolo L, Margagnoni G, Aratari A, Sanguinetti
CM. Methotrexate-induced pneumonitis in Crohn's
disease. Case report and review of the literature. Multidiscip
Respir Med 2010; 31:312-9. [CrossRef]
16. McKenna KE, Burrows D. Pulmonary toxicity in a patient
with psoriasis receiving methotrexate therapy. Clin Exp
Dermatol 2000; 25:24-7. [CrossRef]
17. Wollina U, Stander K, Barta U. Toxicity of methotrexate
treatment in psoriasis and psoriatic arthritis-short and
long-term toxicity in 104 patients. Clin Rheumatol 2001;
20:406-10. [CrossRef]
18. Zisman DA, McCune WJ, Tino G, Lynch JP 3rd. Druginduced
pneumonitis: the role of methotrexate. Sarcoidosis
Vasc Diffuse Lung Dis 2001; 18:243-52.
19. Goodman TA, Polisson RP. Methotrexate: adverse reactions
and major toxicities. Rheum Dis Clin North Am 1994;
20:513-28.
20. Nadir I, Şencan M. Düşük doz metotreksata bağlı pansitopeni
gelişen romatoid artrit olgusu. C. U. Tıp Fakültesi
Dergisi 2002; 24:81-2.
14. Alarcón GS, Kremer JM, Macaluso M, Weinblatt ME,
Cannon GW, Palmer WR, et al. Risk factors for methotrexate-induced
lung injury in patients with rheumatoid
173 www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):174-177 DOI: 10.5505/respircase.2016.48343
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Mevlüt Karataş 1 , Songül Özyurt 1 , Aziz Gümüş 1 , Halit Çınarka 1 , Ünal Şahin 1 , Recep Bedir 2
RESPIRATORY CASE REPORTS
Wegener granülomatozu primer olarak, akciğer,
böbrek ve alt solunum yollarında hastalık yapan,
küçük arterleri tutan bir vaskülit tipidir. Olguların
%50-90’nında akciğer tutulumu görülmektedir.
Akciğer tutulumu nodül ya da kitle lezyon olarak
kendini gösterebilmektedir. Lezyonlar yaklaşık 30-70
mm büyüklüğünde olabilmektedir. Tanı aşamasında
özellikle kitle lezyonlar yanlış değerlendirilip başta
akciğer kanseri olmak üzere gerçek hastalık gözden
kaçabilmektedir. Yirmi sekiz yaşında ön planda nefes
darlığı, solda göğüs ağrısı şikâyeti olan bayan hastanın
sigara ve başka hastalık öyküsü yoktu. Akciğer
tomografisinde solda 92x103 mm ebadında, kenarları
kısmen spiküler kitlesi olan ve ön tanıda akciğer
kanserini düşündüren bir wegener granülomatozu
olgusunu ve tanı koyma aşamasında karşılaştığımız
güçlükleri tartıştık. Wegener granülomatozu akciğer
tutulumunda tanı aşamasında dikkatli olunması gerektiğini
vurgulamak istedik.
Anahtar Sözcükler: Wegener granülamatozu, vaskülit,
akciğer kanseri.
Wegener granulomatosis is a vasculitis of small arteries,
primarily causing diseases of lung, kidneys and
lower respiratory system. About 50 to 90 % of cases
present with pulmonary involvement, sometimes with
a nodule (single or multiple) or mass lesion. Lung
lesions may range between 30 to 70 mm in size.
These lesions can be evaluated false in the initial
diagnosis and the main diseases such as lung cancer
may be overlooked. A 28-year-old woman complaining
of left-sided chest pain, shortness of breath with
no history of smoking presented with a quite large
and partly spiculated contours mass lesion of 92x103
mm in size on the left side of the lung on computed
tomography, mimicking primarily lung cancer. In this
case, we discuss the challenges we faced in the stage
of diagnosis to emphasize that lung involvement of
Wegener granulomatosis should be recognized in the
diagnosis.
Key words: Wegener granulomatosis, vasculitis, lung
cancer.
1 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği,
Rize
2 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi, Patoloji Kliniği, Rize
1 Department of Chest Disease, Recep Tayyip Erdoğan University,
Rize, Turkey
2 Department of Pathology, Recep Tayyip Erdoğan University,
Rize, Turkey
Başvuru tarihi (Submitted): 28.11.2015 Kabul tarihi (Accepted): 08.02.2016
İletişim (Correspondence): Mevlüt Karataş, Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Rize
e-mail: fmkaratas@yahoo.com
174

Respiratory Case Reports
Wegener granülomatozu (WG) primer olarak
akciğerlerde, böbreklerde ve alt solunum yollarında
hastalık yapan, küçük arterleri tutan bir vaskülit tipidir.
WG anti-neutrophil cytoplasmic antibody (ANCA) ilişkili
vaskülit olarak da tanımlanmaktadır (1). WG prevelansı
Amerika Birleşik Devletleri’nde 3/100.000 olarak
bildirilmektedir (2). WG tanısında yaygın olarak “The
American College of Rheumatology’s” (ACR) kriterleri
kullanılmaktadır. ACR kriterlerine göre c-ANCA seroloji
pozitifliği tanıya yardımcı olsa da, tanı için kesin kriter
değildir (3).
Ülser ya da nazal akıntı ile seyreden nazal ya da oral
inflamasyon, akciğer grafisinde değişiklikler, idrar
sedimentinde anormallik ve biyopside granülamatöz
inflamasyon saptanması ACR WG tanı kriterlerini
oluşturmaktadır (4). ACR kriterlerinden iki ya da daha
fazlasının hastada bulunması WG tanısı için yeterlidir.
ACR kriterlerinin sensitivitesi %88,2 ve spesifitesi
%92,0’dir.
OLGU
Yirmi sekiz yaşında kadın hasta iki aydır süren sağ kulak
ve baş ağrısı şikâyetiyle kulak-burun-boğaz doktoruna
başvurmuş. Akut otit tanısıyla amoxicillin klavunik asit 1
gr tablet 2x1 başlamış. On gün sonra hastanemiz acil
servisine, nefes darlığı, sol taraflı göğüs ağrısı, çay rengi
idrar çıkarma, kanlı ishal ve şiddetli eklem ağrısı şikâyetiyle
başvuran hasta, acil serviste değerlendirilip göğüs
hastalıkları kliniğine yatırıldı.
Hastanın öz geçmiş ve soy geçmişinde özellik yoktu. Fizik
muayenesinde dinlemekle orta-alt akciğer bölgelerinde
solunum sesleri kaba karakterde, cildi ve skleraları soluktu.
Ateş 36,7 ºC, oksijen satürasyonu %96, nabız 98/dk,
solunum hızı 18/dk, arteryel tansiyon 80/60 mmHg ölçüldü.
Laboratuvar değerleri; kan beyaz küre sayısı
21.700/mm 3 , hemoglobin 6,80g/dL, hematokrit %23,2,
platelet 172.000 K/uL, kreatinin 0,58mg/dL, LDH 500
U/L, troponin 0,08ng/ml, ESR 16/saat ve EKG sinüs
ritmindeydi. İdrar analizinde, eritrosit 12/HPF saptandı ve
gaita mikroskopisinde patojen saptanmadı.
Hastanın çekilen akciğer grafisinde sol hilusu dolduran
opasite görüldü. Bilgisayarlı tomografi (BT)’de sol akciğerde
hiler bölgeden başlayan ve sol anterior plevraya
kadar uzanan 92x103 mm ebadında kavite içermeyen,
kenarı kısmen spiküler kitle lezyon görülmekteydi (Şekil 1).
Birinci gün hastaya bronkodilatör nebül, moxifloxacin
400 mg i.v. 1x1, ceftriaxone 1gr i.v. 2x1 ve non-steroid
antiinflamatuar tablet 2x1 tedavi olarak başlandı. Kardiyoloji
konsültasyonda acil kardiyak patoloji saptanmadı.
İkinci gün hastaya fiberoptik bronkoskopi (FOB) yapıldı.
FOB’da her iki endobronşial sistem mukozasında ödemli
ülseröz karakterde lezyonlar görüldü (Şekil 2). Bu lezyonlardan
punch biyopsi alındı. Kitle lezyondan transtorasik
iğne aspirasyon biyopsi (TİAB) planlandı. Bu işlemine
hasta onam vermedi. Kesin tanı için cerrahi biyopsi yapılması
planlandı. Üçüncü gün, dirseklerde ve ayak dorsal
yüzeylerinde ağrılı, makülopapüler karakterde cilt
lezyonları görüldü (Şekil 3). Dermatoloji konsültasyonu
yapılıp lezyonlardan punch biyopsi alındı. Dördüncü gün,
akciğer biyopsisi; “kronik aktif inflamasyon” olarak rapor
edildi. Dördüncü gün hastanın genel durumu ani olarak
bozuldu. Nefes darlığı arttı ve eklem ağrısıyla immobilite
gelişti. Oksijen satürasyonu nazal 2-3 litre/dakika oksijenle
%88-90’a geriledi. Aynı gün çekilen PA akciğer
grafisinde sağ akciğer alt bölgede yeni pnömonik infiltrasyonlar
görüldü (Şekil 4). Dördüncü gün, cilt biyopsi
raporu ve c-ANCA sonucu beklenmeden ACR kriterleri
temel alınarak hastaya WG tanısı konuldu. Mevcut tedaviye
metilprednisolon 1 gr 1x1 i.v. ve siklofosfamit50 mg
tablet 2x1 eklendi. Beşinci gün, hastanın nefes darlığı
düzeldi, göğüs sol yan ağrısı ve eklem ağrıları dramatik
olarak iyileşti. Altıncı gün, cilt biyopsisi; “lökositoklastik
vaskülit” olarak rapor edildi (Şekil 5). Yedinci gün, c-
ANCA 19,58 U/mL (pozitif) tespit edildi. Tedavinin 10.
günü çekilen kontrol BT ve akciğer grafisinde vaskülite
bağlı akciğer lezyonunun gerilediği 21x33 mm ebadında
içi kaviter bir lezyona dönüştüğü görüldü.(Şekil 6).
Şekil 1A, B ve C: Sol akciğerde 92x103 mm ebadında kavitesiz, kenarları
kısmen spiküler kitle imajı, toraks BT mediasten kesiti (A), parankim
kesiti (B). PA akciğer grafisinde, sol akciğer orta bölgede dansite artışı
(Sarı oklar: Metal imajlar) (C).
Şekil 2A ve B: Fiberoptik bronkoskopide endobronşial ödemli ülseröz
lezyonlar (sarı oklar) (A,B).
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 175

Akciğer Kanserini Taklit Eden Büyük Kitle Görünümlü Wegener Granülomatozu Olgusu | Karataş ve ark.
Şekil 3: Ayak sırtında makülo papuler lezyonlar (Sarı ok).
Şekil 4: PA akciğer grafisinde sağ akciğer alt bölgede yeni pnömonik
infiltrasyon.
Şekil 5A ve B: Lökositoklastik vaskülit (H&E, x100)(A), (H&E, x400) (B).
Şekil 6A, B ve C: Tedavi sonrası kontrol toraks BT’de, sol akciğerde
21x33 mm ebadında kaviteli, küçülmüş kitle imajı, mediasten kesiti (A),
parankim kesiti (B), PA akciğer grafisinde sol akciğer orta bölgede
küçülmüş infiltrasyon (C).
TARTIŞMA
Wegener granülomatozu klinikte en sık üst solunum tutulumu
ve otitis media ile kendini gösterir. Nazal obstrüksiyon
ve anosmi sıklıkla ilk semptom olarak karşımıza çıkar.
Olguların %10-50’sinde mukokutanöz lezyonlar özellikle
vasküler purpura görülmektedir. WG ayrıca renal, gastrointestinal,
oküler, serebral, kardiyak sistemleri de etkileyebilmektedir.
Wegener granülamatozu olgularının %50-90’nında akciğer
tutulumu görülmektedir. Akciğer tutulumu akciğer
malignitelerini de taklit edebilir. Akciğer tutulumunda
alveoler hemoraji, parankimal nodül ve trakeal ya da
subglottik stenoz görülebilmektedir (5). Akciğerde tek ya
da multiple (genellikle10 nodülü geçmez) kaviteli parankimal
nodüller ve nodüllerin etrafını saran buzlu cam
opasitesinin oluşturduğu halo görüntüsü görülebilmektedir
(6,7). Radyolojik olarak, akciğer parankiminde 30
mm’den büyük nodül ve nodül etrafında buzlu cam opasitesi
bulunması, WG’nin klinik olarak aktif olduğunu
gösterir (8).
Parankimal tutulum akciğer kanserini taklit edip spiküler
uzantılarla birlikte fissüre, diaframa ya da plevraya invazyon
gösterebilir. Bir çalışmada WG’ye bağlı 126 akciğer
nodül ya da kitlesinin 28’inde (%22) spiküler görüntü
olduğu bildirilmektedir (9). Aynı çalışmada bu lezyonların
büyüklüğünün 30-78 mm (ortalama 26 mm) arasında
olduğu da tespit edilmiştir. Literatürde radyolojik olarak
büyük görünümde olup akciğer neoplazmını taklit eden
ve trakeaya invazyon görüntüsü veren WG olguları da yer
almaktadır (10,11).
Balgam sitolojisi, transbronşiyal biyopsi, endobronşial
biyopsi ya da TİAB, pulmoner tutulumlu WG tanısını koymakta
kullanılan yöntemler olmakla beraber cerrahi biyopsi
genellikle kesin tanı koymak amaçlı uygulanır (12).
Olgumuzda hasta onamı alınamadığından TİAB yapılamadı.
Bronkoskopide de endobronşiyal kitle lezyona rastlanamadı.
WG’ye bağlı akciğer imajlarını inflamatuvar,
enfektif ve neoplastik lezyonlardan ayırt etmek zor olabilmektedir.
Olgumuzda, sol akciğerde 92x103 mm çapında
oldukça büyük, kavitesiz, kısmen spiküler kenarlı ve
buzlu cam imajı içermeyen kitle görünümü mevcuttu.
Radyolojik görünüm ilk planda malign bir akciğer patolojisini
düşündürmekteydi.
Literatürde TİAB ile WG tanısı konulmuş 6 hastanın
4’ünde sonradan yapılan tetkiklerle akciğer skuamöz
hücreli karsinomu tanısı konulduğunu da bildirilmektedir
(13). Bununla birlikte TİAB ile WG tanısı konulmuş iki
olguda sonradan yapılan biyopsi ile diffüz büyük B hücreli
lenfoma tanısı konulduğu da bildirilmektedir (14,15).
Tüberküloz insidansının yüksek olduğu ülkelerde ayırıcı
tanıda özellikle akciğer tüberkülozunu da düşünmekte
fayda vardır (16).
TİAB yapılmasını kabul etmeyen olgumuza, akciğer neoplazmı
şüphesiyle kesin tanı amaçlı cerrahi biyopsi planlandı.
Tedavinin dördüncü günü pulmoner fonksiyonları-
176 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
nın bozulması ve kontrol akciğer grafisinde sağ akciğer
alt bölgede yeni infiltrasyonların ortaya çıkması WG’nin
akciğerde yayıldığını düşündürdü. Bu tablo karşısında, c-
ANCA ve cilt biyopsi sonucu beklenmeden ACR kriterleriyle
olguya WG tanısı konuldu. Hastaya pulse steroid ve
siklofosfamit tedavisi başlandı. Tedavi sonrası birinci günde
hastanın genel durumu hızla düzeldi.
Sonuç olarak, WG akciğer tutulumunun radyolojik olarak
birçok hastalığı taklit edebileceği unutulmamalıdır. Genç
yaştaki hastalarda, WG özellikle akciğer kanseri, lenfoma
ve akciğer tüberkülozu başta olmak üzere birçok akciğer
hastalığı ile karışılabileceğinden ayırıcı tanı için uygun
tanı yöntemlerine başvurulmalıdır. WG akciğerdeki vaskülitik
lezyonların hızlı ilerleyebileceği de göz önünde
tutulup steroid tedavisinde gecikilmemelidir. Olası yanlış
tanıları önlemek için tanı yöntemleri sonuna kadar götürülmelidir.
ÇIKAR ÇATIŞMASI
Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.
YAZAR KATKILARI
Fikir - M.K., S.Ö., A.G., H.Ç., Ü.Ş., R.B.; Tasarım ve
Dizayn - M.K., S.Ö., A.G., H.Ç., Ü.Ş., R.B.; Denetleme -
M.K., S.Ö., A.G., H.Ç., Ü.Ş., R.B.; Kaynaklar - M.K.,
S.Ö., H.Ç.; Malzemeler - M.K., Ü.Ş., R.B.; Veri Toplama
ve/veya İşleme - M.K., Ü.Ş., R.B.; Analiz ve/veya Yorum -
M.K., S.Ö., R.B., A.G.; Literatür Taraması - M.K., S.Ö.,
Ü.Ş.; Yazıyı Yazan - M.K., S.Ö., Ü.Ş.; Eleştirel İnceleme -
M.K., S.Ö., Ü.Ş.
KAYNAKLAR
1. Falk RJ, Gross WL, Guillevin L, Hoffman G, Jayne DR,
Jennette JC, et al. Granulomatosis with polyangiitis
(Wegener’s): an alternative name for Wegener’s granulomatosis.
Ann Rheum Dis 2011; 70:704. [CrossRef]
2. Cotch MF, Hoffman GS, Yerg DE, Kaufman GI, Targonski
P, Kaslow RA. The epidemiology of Wegener’s granulomatosis.
Estimates of the five-year period prevalence,
annual mortality, and geographic disease distribution
from population-based data sources. Arthritis Rheum.
1996; 39:87–92.
3. Boomsma MM, Stegeman CA, van der Leij MJ, Oost W,
Hermans J, Kallenberg CG, et al. Prediction of relapses
in Wegener’s granulomatosis by measurement of antineutrophil
cytoplasmic antibody levels: a prospective study.
Arthritis Rheum. 2000; 43:2025–33. [CrossRef]
4. Leavitt RY, Fauci AS, Bloch DA, Michel BA, Hunder GG,
Arend WP, et al. The American College of Rheumatology
1990 criteria for the classification of Wegener's granulomatosis.
Arthritis Rheum 1990; 33:1101-7. [CrossRef]
5. Hoffman GS, Kerr GS, Leavitt RY, Hallahan CW, Lebovics
RS, Travis WD, et al. Wegener granulomatosis: an
analysis of 158 patients. Ann Intern Med 1992;
116:488–98. [CrossRef]
6. Rockall AG, Rickards D, Shaw PJ. Imaging of the pulmonary
manifestations of systemic disease. Postgrad Med J
2001; 77:621-38. [CrossRef]
7. Seo JB, Im JG, Chung JW, Song JW, Goo JM, Park JH,
et al. Pulmonary vasculitis: the spectrum of radiological
findings. Br J Radiol 2000; 73:1224-31. [CrossRef]
8. Komócsi A, Reuter M, Heller M, Muraközi H, Gross WL,
Schnabel A. Active disease and residual damage in treated
Wegener's granulomatosis: an observational study
using pulmonary high-resolution computed tomography.
Eur Radiol 2003; 13:36-42.
9. Guneyli S, Ceylan N, Bayraktaroglu S, Gucenmez S, Aksu
K, Kocacelebi K, et al. Imaging findings of pulmonary
granulomatosis with polyangiitis (Wegener's granulomatosis):
lesions invading the pulmonary fissure, pleura or
diaphragm mimicking malignancy. Wien Klin Wochenschr
2016 (in press).
10. Rau AR, Kimi H, Pai RR, Shetty AB. Wegener’s granulomatosis
mimicking paraneoplastic syndrome. Indian J
Chest Dis Allied Sci 2008; 50:295–7.
11. Cesario A, Meacci E, Mulè A, Margaritora S. Wegener
disease mimicking central lung cancer. Eur J Cardiothorac
Surg 2002; 22:626. [CrossRef]
12. Schnabel A, Holl-Ulrich K, Dalhoff K, Reuter M, Gross
WL. Efficacy of transbronchial biopsy in pulmonary vasculitides.
Eur Respir J 1997; 10:2738–43.
13. Awasthi A, Malhotra P, Gupta N, Gupta D, Rajwanshi A.
Pitfalls in the diagnosis of Wegener’s granulomatosis on
fine needle aspiration cytology. Cytopathology 2007;
18:8–12. [CrossRef]
14. Miyahara N, Eda R, Umemori Y, Murakami T, Kunichika
N, Makihata K, et al. Pulmonary lymphoma of large B-
cell type mimicking Wegener’s granulomatosis. Intern
Med 2001; 40:786–90. [CrossRef]
15. Cohen Y, Amir G, Schibi G, Amariglio N, Polliack A. Rapidly
progressive diffuse large B-cell lymphoma with initial
clinical presentation mimicking seronegative Wegener's
granulomatosis. Eur J Haematol 2004; 73:134-8.
[CrossRef]
16. Ertürk A, Ulukavak T, Demirağ F, Şentürk T. Wegener
granülomatozisi (akciğer tüberkülozunu ve kanserini taklit
eden bir olgu nedeniyle). Tüberküloz ve Toraks Dergisi
1998; 46:269-273.
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 177

Respir Case Rep 2016;5(3):178-180 DOI: 10.5505/respircase.2016.75046
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Aysegul Senturk 1 , Ebru Sengul Parlak 1 , Elif Babaoglu 2 , Hayriye Tatli Dogan 3 , Hatice Canan Hasanoglu 4
RESPIRATORY CASE REPORTS
A 63-year-old man was admitted to our clinic with
left hilar lymphadenopathy on his chest radiography.
Fluorodeoxyglucose positron-emission tomography
showed multiple regions of high metabolic activity on
the left pleura and left interlobar lymph nodes. Histopathological
examination of the lymph node material
obtained by endobronchial ultrasound-guided transbronchial
needle aspiration (EBUS-TBNA) revealed
malignant mesothelioma. This case report demonstrates
the usefulness of EBUS-TBNA in the diagnosis
of metastatic mesothelioma.
Key words: Endobronchial ultrasonography (EBUS),
mediastinal lymph node, mesothelioma.
Malignant mesothelioma is a rare and fatal neoplasm,
which is strongly associated with asbestos
exposure. Malignant pleural mesothelioma (MPM)
arising from the parietal pleura is more frequent
(65 to 70%), as inhalation is the typical route of
asbestos pathogenicity (1). Various techniques
have been used for the diagnosis of MPM, including
thoracentesis with pleural fluid cytology and
closed pleural biopsy; however these techniques
may not obtain enough tissue to confirm the diagnosis.
Video-assisted thoracoscopic surgery (VATS)
Posteroanterior akciğer grafisinde sol hiler lenfadenopati
saptanan 63 yaşında erkek hasta kliniğimize
başvurdu. PET-CT'de solda lenf bezlerinde ve plevrada
artmış florodeoksiglukoz tutulumu saptandı. Endobronşiyal
ultrason transbronşiyal iğne aspirasyonu
(EBUS-TBİA) ile elde histopatoljik incelemede malign
mezotelyoma saptandı. Bu olgu ile EBUS-TBNA'nın
metastatik malign mezotelyoma olgularında kullanımının
faydalı olduğu gösterildi.
Anahtar Sözcükler: Endobronşiyal ultrason (EBUS),
mediastinal lenfadenopati, mezotelyoma.
is recommended for a definitive diagnosis; however,
VATS is an invasive and expensive technique (2).
A minimally invasive procedure, endobronchial
ultrasound-guided transbronchial needle aspiration
(EBUS-TBNA), provides sampling of mediastinal
and hilar lymph nodes, as well as centrally
located lung lesions. In the literature, there is only
one study in which the value of the EBUS-TBNA
was investigated in the diagnosis of MPM (3).
Herein, we present a case with MPM diagnosed
using EBUS-TBNA.
1 Department of Pulmonary Diseases, Ankara Atatürk Training and
Research Hospital, Ankara, Turkey
2 Department of Pulmonary Diseases, Hacettepe University, Faculty
of Medicine, Ankara, Turkey
3 Department of Pathology, Ankara Atatürk Training and Research
Hospital, Ankara, Turkey
4 Department of Pulmonary Diseases, Yıldırım Beyazıt University,
Faculty of Medicine, Ankara, Turkey
1 Ankara Atatürk Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları
Kliniği, Ankara
2 Hacettepe Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları
Kliniği, Ankara
3 Ankara Atatürk Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Bölümü,
Ankara
4 Yıldırım Beyazıt Ünversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları
Kliniği, Ankara
Submitted (Başvuru tarihi): 15.11.2015 Accepted (Kabul tarihi): 02.02.2016
Correspondence (İletişim): Aysegul Senturk, Department of Pulmonary Diseases, Ankara Atatürk Training and
Research Hospital, Ankara, Turkey
e-mail: asenturk1967@yahoo.com
178

Respiratory Case Reports
CASE
A 63-year-old male patient with a 102-pack per year
smoking history was admitted to the outpatient clinic for
the evaluation of a left hilar lymphadenopathy. He did
not have a history of asbestos exposure; however, he had
a history of left pleural effusion from 10 years previously.
No malignant cells were found after a closed pleural
biopsy, followed by computed tomography (CT) once per
year.
No abnormalities were found at his physical examination.
Laboratory tests showed high CRP levels (9.40mg/dL,
normal level: 0-0.8 mg/dL), and the Hb level was
11.3g/dL (normal level: 13.5-18g/dl). Chest X-ray revealed
a left hilar fullness, which was an enlarged hilar
lymph node on the contrast-enhanced CT scan. There
was pleural thickening, but no pleural effusion (Figure 1a).
Fluorodeoxyglucose positron-emission tomography (FDG-
PET) showed multiple regions of high metabolic activity
on the left pleura and left interlobar lymph node (#11R).
Figure 1a and b: A Chest CT scan showing an enlarged hilar lymph
node and pleural thickening (a). EBUS-TBNA: Fine needle in the left
interlobar lymph node (b).
Subsequently, EBUS-TBNA was performed to obtain a
tissue specimen for diagnosis (Figure 1b). The cytopathological
examination showed a spindle cell malignancy
with vimentin. Calretinin and CD31 expression by immunohistochemistry
was compatible with malignant mesothelioma
(Figure 2a and b). The EBUS-TBNA findings
were confirmed with a tru-cut biopsy (Figure 2c).
Figure 2a, b and c: Nuclear and cytoplasmic positivity of calretinin in
cell block (a). Single cell and groups of atypical mesothelial cells in cell
block (b). Mesothelioma infiltration in pleural tru-cut biopsy (c) (H&E
x200)
DISCUSSION
Mesothelioma is the most common primary malignant
tumor of the pleura. It is a very rare disease, originating
from the mesothelial cells lining the pleura. Extrapleural
nodal metastasis is unusual in mesothelioma, while hilar
and mediastinal lymph node involvement occurs in less
than 50% of the patients (1).
The pathogenesis of this disease remains unclear, as the
information about the role of asbestos exposure in the
development of malignant mesothelioma can not be
defined for the majority of cases. In such cases, dust exposure,
chemicals, genetic factors, and viral infections
have been reported (4). There was no asbestos exposure
in our case, either; however, our case was a chronic
smoker. The rarity of the disease, the absence of asbestos
exposure, and the unusual presentation prompted us to
report this case.
Radiological modalities are currently available for the
detection of nodal metastases in patients with MPM.
Computed tomography (CT) has a sensitivity of 60% in
detecting nodal involvement. In recent years, the role of
FDG-PET has been increasing in the evaluation of MPM
(4). However, imaging studies can not replace pathological
examinations, and invasive procedures may be needed
for a definitive diagnosis (4). For instance, videoassisted
thoracoscopic biopsy has a high sensitivity for
diagnosis; however, it is a more invasive procedure which
usually requires general anesthesia. In addition, EBUS-
TBNA is a proven alternative to surgery for sampling
mediastinal and hilar lesions. It is recognized as an accurate
and minimally invasive procedure for the diagnosis
of hilar and mediastinal lymph nodes (3).
As MPM is an aggressive disease, early diagnosis must be
achieved for successful treatment. Despite the advances
in our understanding of the pathobiology of MPM, the
definitive diagnosis of MPM still requires histopathological
tissue examinations, usually via direct thoracoscopic biopsy,
combined with a panel of immunohistochemical
markers (4). Furthermore, MPM is a very heterogeneous
malignancy, often resulting in misdiagnosis with other
conditions. Mesothelioma is classified into three major
histological types: epithelioid, sarcomatoid and mixed.
The best prognosis is in the epithelioid type, which is the
most common (50 to 60 %). Clinical and radiographic
evaluations alone may be often insufficient for the diagnosis,
while thoracoscopy is the most of definitive method
(4).
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 179

Malignant Pleural Mesothelioma Detected by Endobronchial Ultrasound-Guided Transbronchial Needle Aspiration | Senturk et al.
In the literature, there are few cases about malign pleural
mesothelioma diagnosed by EBUS-TBNA. In one case,
EBUS-TBNA was applied to subcarinal lymph node and
MPM was diagnosed (5). In our case, histological specimens
were obtained from the left interlobar lymph node
by EBUS-TBNA, which is a minimally invasive procedure.
Therefore, we showed that EBUS-TBNA is an excellent
and safe tool for obtaining adequate histological nodal
tissue for examination to achieve a rapid and definitive
pathological diagnosis.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Planning
and Design - A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Supervision
- A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Funding - A.S.;
Materials - H.T.D.; Data Collection and/or Processing -
E.B.; Analysis and/or Interpretation - H.C.H.; Literature
Review - A.S.; Writing - A.S.; Critical Review - A.S.
YAZAR KATKILARI
Fikir - A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Tasarım ve Dizayn
- A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Denetleme -
A.S., E.S.P., E.B., H.T.D., H.C.H.; Kaynaklar - A.S.; Malzemeler
- H.T.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme - E.B.;
Analiz ve/veya Yorum - H.C.H.; Literatür Taraması - A.S.;
Yazıyı Yazan - A.S.; Eleştirel İnceleme - A.S.
REFERENCES
1. Ray M, Kindler HL. Malignant pleural mesothelioma: an
update on biomarkers and treatment. Chest 2009;
136:888–96. [CrossRef]
2. Zielinski M, Hauer J, Hauer L, Pankowski J, Nabialek T,
Szlubowski A. Staging algorithm for diffuse malignant
pleural mesothelioma. Interact Cardiovasc Thorac Surg
2010; 10:185-9. [CrossRef]
3. Rice DC, Steliga MA, Stewart J, Eapen G, Jimenez CA,
Lee JH, et al. Endoscopic ultrasound-guided fine needle
aspiration for staging of malignant pleural mesothelioma.
Ann Thorac Surg 2009; 88:862-8. [CrossRef]
4. Scherpereel A, Astoul P, Bass P, Berghmans T, Clayson H,
de Vuyst P, et al. Guidelines of the European Respiratory
Society and the European Society of Thoracic Surgeons
for the management of malignant pleural mesothelioma.
Eur Respir J 2010; 35:479–95. [CrossRef]
5. Hamamoto J, Notsute D, Tokunaga K, Sasaki J, Kojima
K, Saeki S, et al. Diagnostic usefulness of endobronchial
ultrasound-guided transbronchial needle aspiration in a
case with malign pleural mesothelioma. Inter Med 2010;
49: 423-6.
180 www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):181-183 DOI: 10.5505/respircase.2016.38991
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Taha Tahir Bekçi 1 , Mustafa Çalık 2 , Süleyman Emre Akın 2 , Saniye Göknil Çalık 3 , Hıdır Esme 2
RESPIRATORY CASE REPORTS
Fungal infections accounts for less than 1% of all
pleural effusions and rare causes of empyema. Herein,
we report an immunosuppressed case of aspergillus
empyema thoracis with pneumothorax. A 63-yearold
female presented with complaints of progressive
shortness of breath and right-sided chest pain. Radiological
examination revealed a pneumonic consolidation
in the right middle lobe. Aspergillus was
grown in the sputum culture. Repeated scans showed
right hydropneumothorax which was treated with
intercostal drainage. She underwent surgery due to
persistent air leaks, multi-loculated empyema, and
unexpanded lung. Total right pleurectomy (decortication)
was performed. She was discharged after 25
days on oral voriconazole which was continued for
three months. It can be challenging to treat fungal
empyema. Clinical suspicion and early administration
of anti-fungal agents with surgical interventions kind
of pleural drainage or pleurectomy may be helpful in
improving the outcome.
Key words: Aspergillus, Empyema, Fungal Infections.
Mantar enfeksiyonları tüm plevral efüzyonların
%1'den daha azından sorumludur. Nadiren ampiyeme
neden olurlar. Aspegillus’a bağlı ampiyem ve
pnömotoraks gelişen immünsupresif bir olguyu sunmayı
amaçladık. Altmış üç yaşında kadın hastada
ilerleyici bir nefes darlığı ve sağ göğüs ağrısı şikâyetleri
mevcuttu. Radyolojik incelenmesinde sağ orta
lobda pnömoni tespit edildi. Ampirik antibiyotik tedavisi
başlandı. Balgam kültüründe aspergillus üredi.
Kontrol incelemesinde sağ hidropnömotoraks tespit
edilen hastaya interkostal drenaj yapıldı. Hasta, uzamış
hava kaçağı, mültiloküle ampiyem ve akciğerin
ekspansiyon kusuru nedeniyle ameliyata alındı.
Komple sağ dekortikasyon yapıldı. Ameliyat sonrası
dönem sorunsuz geçti ve hastanın genel durumu
düzeldi. Yirmi beş gün sonra taburcu edilen hastaya
üç ay boyunca ağızdan vorikonazol tedavisi verildi.
Fungal enfeksiyonların tedavisi zor olabilmektedir.
Klinik şüphe, erken antifungal tedavi, plevral drenaj
ve plevrektomi gibi cerrahi müdahalelerle iyi sonuçlar
alınabilir.
Anahtar Sözcükler: Aspergillus, Ampiyem, Fungal
Enfeksiyonlar.
1 Department of Pulmonary Medicine, Konya Education and Research
Hospital, Konya, Turkey
2 Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research
Hospital, Konya, Turkey
3 Department of Emergency Medicine, Konya Education and Research
Hospital, Konya, Turkey
1 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları
Kliniği, Konya
2 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi
Kliniği, Konya
3 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Acil Tıp Kliniği, Konya
Submitted (Başvuru tarihi): 30.12.2015 Accepted (Kabul tarihi): 29.02.2016
Correspondence (İletişim): Mustafa Çalık, Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey
e-mail: drmcalik@hotmail.com
181

Respiratory Case Reports
Fungal infections accounts for less than 1% of all pleural
effusions and rare causes of empyema (1). Most of them
are caused by the Candida species particularly in critically
ill patients with a high mortality (2). The aspergillus empyema,
one of the causes of fungal infections of the pleura,
is an uncommon clinical entity with a high mortality
often due to delayed or overlooked diagnosis and inefficient
treatment. It was first described by Cleland in 1924.
Aspergillosis is a large spectrum of diseases caused by
members of the Aspergillus genus. Aspergillus fumigatus
is the most commonly isolated species, followed by Aspergillus
flavus and Aspergillus niger (3). Aspergillus has
two forms, including conidiophores and hyphae. The
fungus may grow in water, soil, some animals and plant
materials. Infection of the lung is usually caused by direct
inhalation of the spores. Although rare, it usually occurs
in the presence of pre-existing lung disease or surgery
such as pre-existing tuberculosis (87%), bronchopulmonary
fistulas (74%), pleural drainage (56%), and lung
resection (17%). Pleural aspergillosis is not characteristically
associated with pulmonary aspergillosis in either its
allergic, bronchopneumonic, or intracavitary forms (3-5).
Herein, we report a case of aspergillus empyema thoracis
with pneumothorax in an immunosuppressed patient.
leaks, multi-loculated empyema, and unexpanded lung.
Complete right pleurectomy was done through the muscle
sparing thoracotomy. The presence of Aspergillus hyphae
was pathologically confirmed. The postoperative period
was uneventful and her overall condition improved gradually.
The patient was discharged after 25 days on oral
voriconazole which was continued for three months. No
side effects were noted. After four-month follow-up, the
patient was still alive without recurrence.
Figure 1: Thoracic CT on admission showing right Pneumonic consolidation
CASE
A 63-year-old female presented with complaints of progressive
shortness of breath and right-sided chest pain.
She was being followed for hypothyroidism, sarcoidosis,
primary hyperparathyroidism, and hypopituitarism due to
granulomatous hypophysitis. She was previously used
corticosteroids for two months. Thoracic computed tomography
(CT) showed pneumonic consolidation in the
right middle lobe (Figure1). She was treated with antibiotics
empirically for a short time of period, including
imipenem. Bacterial cultures were sterile. There was Aspergillus
spp. cultured sputum and intravenous voriconazole
was initiated with a loading dose of 400 mg twice on
the first day, followed by 200 mg twice daily. Her symptoms
including dyspnea and chest wall pain improved
after a two-week antifungal treatment. Repeated CT scan
showed right hydropneumothorax in the right pleural
space with pleural thickening (Figure 2). After the chest
tube placement, purulent fluid drainage and massive air
leak were seen. Pleural fluids were sent for bacteria, tuberculosis,
and fungal cultures. Subsequently, Aspergillus
spp. was grown in the pleural fluid culture. Pulmonary
parenchyma did not expand enough to fill the space.
Thus, the patient underwent surgery due to persistent air
Figure 2: Repeated anteroposterior view of the chest X-ray and Thoracic
CT showing right hydropneumothorax in the right pleural space with
pleural thickening
DISCUSSION
Three distinctive patterns of aspergillus-related lung diseases
are recognized: saprophytic infestation of airways,
cavities and necrotic tissue e.g. aspergillomas; allergic
manifestations such as extrinsic allergic alveolitis, asthma,
allergic bronchopulmonary aspergillosis, bronchocentric
granulomatosis and chronic eosinophilic pneumonia; and
airway and tissue invasive disease called invasive aspergillosis
(5). Patients who have Aspergillosis infection usually
are immunocompromised, as in our case. The predisposing
factors are diabetes, prior tuberculosis infection,
chronic lung disease, receiving chemotherapy, and posttransplantation
state (6). Management of aspergillosis
empyema is very difficult, as it requires treatment over
several months, particularly in patients with the following
factors: diabetes, glucocorticoid therapy, chemotherapy,
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 182

Pleural Aspergillosis: A Rare Presentation of Fungal Infection |Çalık et al.
acquired immune deficiency syndrome, hematologic
malignancies (6) previous hospitalizations especially in
ICUs, pre-existing pulmonary tuberculosis, bronchopleural
fistula, pleural intubation or drainage, and lung resection
(3,5).
There are many treatment options, including antifungal
chemotherapy and surgical procedures. Although amphotericin
B is the mainstay of the conventional antifungal
medications, miconazole and nystatin can be used (3).
However, due to its toxicity such as nephrotoxicity, phlebitis,
hypokalemia, hypomagnesaemia, and anemia in 80%
of cases, its use is limited. Voriconazole, one of the novel
anti-fungals, is better tolerated than amphotericin B and
is a broad-spectrum triazole which is active against Aspergillus
species. However, the success rates continue to
be low, only 20 to 27%, due to poor premorbid state and
delayed diagnosis (5). In addition, systemic treatment has
a limited response in patients with fungal empyema, as
the pleural surface is thicker, the pleural fluid is more
acidic, and more purulent fluid due to inflammation and
an increased protein flux are present in the pleural space
than in other conditions (7). Therefore, even in the longterm
anti-fungal treatment of pleural Aspergillosis without
surgery will probably fail, in particular, in patients with
invasive Aspergillosis. Surgery is currently the treatment of
choice in combination with anti-fungal drugs with considerable
postoperative morbidity and mortality rates (8).
In conclusion, as removing surgically all the Aspergillosisinfected
material is not possible and it can be difficult to
treat fungal empyema, surgical intervention can provide
an effective cure or faster recovery, despite all risks originating
from its own. Anti-fungal medications, including
intravenous voriconazole or amphotericin, should be
considered with surgery in invasive fungal infections. As
shown in our case, empyema of a fungal origin is associated
with high mortality rates; however, clinical suspicion
and early administration of anti-fungal agents with surgical
interventions kind of pleural drainage or pleurectomy
may be helpful in improving the outcome.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Planning
and Design - T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Supervision
- T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Funding - M.Ç.,
S.G.Ç.; Materials - M.Ç., S.G.Ç.; Data Collection
and/or Processing - M.Ç., S.G.Ç.; Analysis and/or Interpretation
- M.Ç., S.G.Ç.; Literature Review - M.Ç.,
S.G.Ç.; Writing - M.Ç., S.G.Ç.; Critical Review - M.Ç.,
S.G.Ç.
YAZAR KATKILARI
Fikir - T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Tasarım ve
Dizayn - T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Denetleme -
T.T.B., M.Ç., S.E.A., S.G.Ç., H.E.; Kaynaklar - M.Ç.,
S.G.Ç.; Malzemeler - M.Ç., S.G.Ç.; Veri Toplama
ve/veya İşleme - M.Ç., S.G.Ç.; Analiz ve/veya Yorum -
M.Ç., S.G.Ç.; Literatür Taraması - M.Ç., S.G.Ç.; Yazıyı
Yazan - M.Ç., S.G.Ç.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., S.G.Ç.
REFERENCES
1. Light RW. Pleural effusion secondary to fungal infections,
actinomycosis, and nocardiosis. In: Light RW ed. Pleural
Diseases. 4th ed. Philadelphia: Lippincott Williams &
Wilkins; 2001:196-203. [CrossRef]
2. Purohit M, Guleri A, Zacharias J. Salvage therapy with
topical antifungal for Aspergillus fumigatus empyema
complicating extrapleural pneumonectomy. Interact Cardiovasc
Thorac Surg 2012; 15:518-9. [CrossRef]
3. Bhatnagar T, Bhatnagar AK. Pleural Aspergillosis in an
otherwise healthy Individual. Lung India 2014; 31:155–7.
[CrossRef]
4. Chen CH, Ho-Chang, Liu HC, Tsung TT, Hung TT. Spontaneous
empyema necessitates caused by Aspergillus fumigatus
in an immunocompetent patient. JRSM Short Rep
2011; 2:25. [CrossRef]
5. Goel MK, Juneja D, Jain SK, Chaudhuri S, Kumar A. A
rare presentation of aspergillus infection as empyema
thoracis. Lung India 2010; 27:27-9. [CrossRef]
6. Samarakoon P, Soubani A. Invasive pulmonary aspergillosis
in patients with COPD: a report of five cases and
systematic review of the literature. Chron Respir Dis 2008;
5:19–27. [CrossRef]
7. Teixeira LR, Sasse SA, Villarino MA, Nguyen T, Mulligan
ME, Light RW. Antibiotic levels in empyemic pleural fluid.
Chest 2000; 117:1734-9. [CrossRef]
8. Ramos R, Rodríguez L, Saumench J, Iborra E, Cairols
MA, Dorca J. Endovascular management of a left
subclavian artery lesion following thoracoplasty for
bronchopleural fistula and empyema secondary to
aspergillus fumigatus. Arch Bronconeumol 2008;
44:338-40. [CrossRef]
183 www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):184-187 DOI: 10.5505/respircase.2016.26056
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Efsun Gonca Uğur Chousein 1 , Sinem Karaosman Iliaz 2 , Hülya Abalı 1 , Sakine Öztürk 1 , Emel Çağlar 1
RESPIRATORY CASE REPORTS
Kırk bir yaşında kadın hasta tekrarlayan ateş, sol yan
ağrısı, nefes darlığı yakınmalarıyla başvurdu. Arka-ön
akciğer grafisinde solda plevral efüzyon ile uyumlu
görünüm saptandı. Torasentez ile alınan plevral sıvı
örnekleri eksuda özelliğinde olup nötrofil hâkimiyeti
mevcuttu. Hastaya plöropnömoni tanısıyla antibiyoterapi
uygulandı. Kısmi klinik ve radyolojik iyileşme ile
taburcu edildi. Üç hafta sonra aynı şikâyetlerle tekrar
kliniğimize müracaat etti. Hastaya Video Assisted
Torakoskopi uygulandı. Biyopsi sonucu kronik nonspesifik
plörit olarak geldi. Anamnez derinleştirildiğinde
iki çocuğunda Ailevi Akdeniz Ateşi (AAA) olduğu
ve hastanın M680I (G/C) heterojen taşıyıcısı olduğu
öğrenildi. Romatoloji bölümüyle konsülte edilerek
hastaya oral kolşisin 0,5 mg 2x1 başlandı. Bu
tedaviden sonra hastanın kliniği düzeldi, plevral sıvısı
geriledi. AAA tanısı olan hastalarının %95 'inde ana
yakınma abdominal ağrıdır. Abdominal ağrı olmaksızın
plevral ağrı nadirdir. Plevral sıvı daha da nadirdir.
Plevral efüzyonların etiyolojisini araştırırken Akdeniz
bölgesinde yer alan ülkemizde, AAA’nin de plevral
sıvı nedeni olabileceğini aklımızda tutmamız gerekmektedir.
Anahtar Sözcükler: Göğüs ağrısı, plevral sıvı, Ailevi
Akdeniz Ateşi.
Familial Mediterranean fever (FMF) is an autoinflammatory
disease characterized by recurrent abdominal
pain and fever episodes. Pleural pain and
effusion can also be seen, but rarely in the absence
of abdominal pain. FMF is treated with colchicine to
control symptoms and to prevent amyloidosis and
renal failure. A 41-year-old woman was admitted to
our hospital due to recurrent fever, chest pain, and
dyspnea. She had an exudative pleural effusion and
responded to antibiotic therapy with partial radiographic
resolution. She had recurrence of her symptoms
three weeks after the completion of therapy.
Pleural biopsy by video-assisted thoracoscopy revealed
chronic non-specific pleuritis. The patient
disclosed that two of her offspring had FMF. Gene
analysis showed she was heterozygous carrier of
M680I (G/C) mutation. Treatment with colchicine led
to resolution of her symptoms and of the pleural
effusion. Turkey has a high prevalence of FMF. Pulmonologists
should consider FMF in the differential
diagnosis of patients with recurrent pleural effusions.
Key words: Chest pain, pleural effusion, Familial
Mediterranian Fever.
1 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma
Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul
2 Koç Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı,
İstanbul
1 Department of Pulmonary Medicine, Yedikule Chest Diseases
and Thoracic Surgery Education and Research Hospital,
İstanbul, Turkey
2 Department of Pulmonary Medicine Koç University Hospital,
İstanbul, Turkey
Başvuru tarihi (Submitted): 13.01.2016 Kabul tarihi (Accepted): 18.03.2016
İletişim (Correspondence): Efsun Gonca Uğur Chousein, Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi,
Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul
e-mail: efsungoncachousein@yahoo.com
184

Respiratory Case Reports
Plevral efüzyon plevral boşlukta sıvı birikimi ile karakterize
göğüs hastalıkları ve göğüs cerrahisi bölümlerince sık
rastlanan klinik sorunlardan biridir. Türkiye’de yaklaşık
yılda 280 bin plevral efüzyonlu hastaya rastlanmaktadır
(1). Göğüs hastalıklarınca hastalara öncelikle torasentez
uygulanarak ayırıcı tanıya gidilmeye çalışılır (2,3). En sık
rastlanan nedenler kalp yetmezliği, pnömoni ve
malignitelerdir (4).
Ailevi Akdeniz ateşi (AAA), çoğunlukla Akdeniz ırkında
rastlanan ataklar halinde ortaya çıkan ateşli bir hastalıktır.
Kısa süreli ataklar şeklindeki ateşe, periton, sinovyal
membran, tunika vajinalis ve plevra gibi seröz zarların
iltihabı eşlik etmektedir. İlk bulgu genellikle 20 yaşından
önce ve ön planda peritoneal semptomlar şeklinde ortaya
çıkar (5,6). İlk manifestasyon olarak plörezi ile başvuru,
nadir rastlanan bir durumdur. Alınan materyal genelde
eksüda formunda ve polimorfonükleer hücre hakimiyeti
göstermektedir (6).
Burada, ülkemizin de aralarında bulunduğu Akdeniz
ülkelerinde, plevral efüzyon nedenleri arasında AAA’nın
da bulunduğunu hatırlatmak amacı ile olgumuzu sunmak
istedik.
OLGU
Kırk bir yaşında bayan hasta, ateş, sol yan ağrısı ve nefes
darlığı yakınmaları ile acile başvurdu. Son 3-4 yıldan beri
tekrarlayan ateş ve göğüs ağrısı yakınmaları mevcuttu.
Yakınmaları 4-5 günde hafifleyerek geçmekte ve ataklara
karın ağrısı eşlik etmemekte idi. Ataklar menstrüel siklus
ile de ilişkili değildi.
Fizik muayenede: vücut ısısı; 38,9˚C, sol hemitoraks alt
zondan solunum seslerinde azalma ve matite alınıyordu.
Diğer sistem muayeneleri doğaldı. Arka-ön akciğer grafisinde
sol sinüs kapalı idi.
Laboratuvar incelemede, akut faz reaktanları; sedimantasyon
hızı 81 mm/saat, beyaz küre 13.1 10 e3/uL, C
reaktif protein 173 mg/L olarak saptandı. İdrar bulguları
normaldi. Elektrokardiografisi normal sinüs ritminde idi.
D- Dimer negatif saptandı. Soldan torasentez yapıldı ve
seröz sıvı alındı. Sıvı eksüda niteliğinde ve polimorfonükleer
hücre hâkimiyeti mevcuttu. PPD 10 mm idi.
Hasta; plöropnömoni düşünülerek plevral sıvının diğer
nedenleri ekarte edildikten sonra antibiyotik tedavisine
alındı (sefuroksim aksetil 750 mg 2x1 i.v., klaritromisin
500mg 2x1). Kısmi klinik ve radyolojik düzelmenin ardından
taburcu edilen hasta, üç hafta sonra sol yanında
şiddetli ağrı ile tekrar kliniğimize müracaat etti. Solda sıvı
düşündüren arka-ön akciğer grafisi (Şekil 1) ve toraks
bilgisayarlı tomografisinin ardından bu kez hastaya bronkoskopi
yapıldı. Bronkoskopide, her iki endobronşial
sistem normal saptandı. Sol alt lobdan lavaj alındı; lavaj
sıvısında, lenfositler, polimorfonükleer lökositler, makrofajlar
ve bronş epitelyum hücreleri tespit edildi. Göğüs
cerrahisi ile konsülte edilen hastaya VATS (Video Assisted
Torakoskopi) uygulandı. VATS patoloji sonucu kronik non
spesifik plörit olarak raporlandı.
Şekil 1: Akciğer grafisinde plevral sıvı ile uyumlu solda orta zona kadar
devam eden opasite.
Hastanın anamnezi derinleştirildiğinde iki çocuğunun da
AAA tanısı olduğu öğrenildi. Hastanın gen mutasyonu
araştırıldı, M608I(G/C) heterojen taşıyıcısı olduğu öğrenildi.
Bunun ardından romatoloji bölümü ile konsülte
edilen hastanın antibiyoterapisi sonlandırılarak hastaya
oral kolşisin (0,5 mg 2x1) başlandı. Hastada kolşisin
tedavisine yanıt alındı. Hasta ayaktan kontrole gelmek
üzere taburcu edildi. Taburculuk sonrası ayaktan kontrol
grafilerinde sıvının tamamen kaybolduğu gözlendi (Şekil
2).
Şekil 2: Kolşisin tedavisi sonrası kontrol akciğer grafisinde soldaki sıvı
belirgin derecede azaldı.
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 185

Plevral Sıvının Bir Nedeni Ailevi Akdeniz Ateşi | Uğur Chousein ve ark.
TARTIŞMA
Göğüs hastalıkları ve göğüs cerrahisinin kimi zaman
birlikte tanı koymak zorunda kaldığı plevral efüzyonlar, en
sık rastlanan klinik sorunlardan birini oluşturur. Türkiye’de
yaklaşık yılda 280 bin plevral efüzyonlu hastaya rastlanmakta
ve tanıya yönelik tetkiklere başvurulmaktadır (1).
Plevral boşlukta sıvısı olan hastaların çoğuna torasentez
yapmak zorunda kalınmakla beraber lateral dekübit grafide
10 mm’den az sıvı olması ya da bilinen kalp yetmezliği
olan hastada sıvının iki taraflı olması durumunda
torasentez için acele edilmeyip tedaviye yanıt beklenebilir.
Light kriterleri ışığında, torasentezle alınan plevral sıvı
klasik olarak eksüda ve transüda olarak sınıflanır. Transüda
vasfındaki sıvıların sıklıkla plevral sıvının üretimi ve
dağılımındaki sistematik bir aksamadan kaynaklandığı
düşünülür. Eksüda vasfındaki sıvıların ise plevra yüzeyindeki
ve kapiller damarlardaki bozukluktan kaynaklandığı
düşünülür. Bu ayırımın yapılmasının en önemli nedeni ileri
tetkik gerektirmeyen transüda vasfındaki sıvıları ilk planda
seçebilmektir. Bunlara örnek olarak kalp yetmezliği, börek
yetmezliği, siroz gibi hastalıklar gösterilebilir (2,3). Plevral
sıvıların nedenlerine genel olarak bakacak olursak en sık
kalp yetmezliği, pnömoni ve malignitelere bağlı sıvılara
rastlanır (4). Türkiye’de bunlara tüberkülozun da sıklıkla
eklendiği bilinmelidir. Bu durumda göğüs hastalıklarınca
eksüda özelliğindeki sıvının etiyolojisi aydınlatılmaya çalışılır.
Sıvının görünümü, sitolojisi, hücre sayımı, mikrobiyolojik
ve biyokimyasal çalışmaları yapılır. Tanısal algoritma
plevral biyopsisini ve VATS/ torakoskopiyi de kapsar.
AAA, çoğunlukla Akdeniz ırkında rastlanan ataklar halinde
ortaya çıkan ateşli bir hastalıktır. Kısa süreli ataklar
şeklindeki ateşe, periton, sinovyal membran, tunika vajinalis
ve plevra gibi seröz zarların iltihabı eşlik eder. İlk
bulgu genellikle 20 yaşından önce ve ön planda peritoneal
semptomlar şeklinde ortaya çıkar (5,6). Ateş tanının
olmazsa olmaz kriteridir. Genelde 38˚ üzerinde olur ve
başlayıp kaybolması 1-3 günlük bir sürede gerçekleşir.
AAA olan hastaların %90‘ında ateşe eşlik eden ana yakınmaları
abdominal ağrıdır. Ağrı 6-12 saatte ortaya
çıkar ve 24-48 saatte şiddetini azaltmaya başlar. Peritoneal
irritasyon bulguları ve akut faz reaktanlarında yükselme
olur. Bazen diyare de tabloya eşlik eder. Ayrıca
artralji, artrit, miyalji ve perikardit bulguları ile ortaya
çıkabilir. Skrotal atak da nadiren görülen durumlardandır
(7). İlk manifestasyon olarak plörezi ile başvuru nadir
rastlanan bir durumdur. Abdominal ağrı olmadan sadece
göğüs ağrısı ve sıvı gelişimi gibi plevral bulgulara rastlanması
daha da nadir bulgudur (8-11). Alınan materyal
genelde eksüda formunda ve polimorfonükleer hücre
hâkimiyetindedir. Nadiren eozinofil hâkimiyetine de rastlanabilir
(6). Uygun tedavi rejimi ile sıvı tamamen kaybolur.
Hastalığın prognozunu ilerleyen dönemlerinde gelişen
amiloidoz belirler. Bu durum ileride böbrek yetmezliği
yapabileceğinden, hastalığın hangi manifestasyonu olursa
olsun, kolşisin, sülfasalazin ve bazen de metotreksat ile
tedaviye başlanmalıdır (7,12).
Otozomal resesif olan hastalığın sıklıkla MEFV gen mutasyonlarıyla
ilişkili olduğu saptanmış olup, Türklerde en
sık M694V, M680I, V726A, E148Q mutasyonlarına rastlandığı
bilinmektedir. Hem homozigot hem heterozigot
olgularda semptomların ortaya çıkabileceği bilinmektedir
(7,9,13). Bizim olgumuzda M680I mutasyonu, heterozigot
olarak saptanmıştır.
AAA’lı hastalarda erken tanı ve tedavi renal amiloidoz
gelişimini önlemektedir. AAA, göğüs ağrısı ve ateşle başvuran
plevral sıvılı hastalarda, özellikle de rutin nonspesifik
tedaviye yanıt alınamadığında ve hastalığın sık rastlandığı
bölgelerde ayırıcı tanılar arasında düşünülmelidir.
Gerek gen mutasyon analizi gerekse kolşisin gibi ilaçlara
yanıt ile tanı teyit edilmelidir.
SONUÇ
Plevral efüzyon plevral boşlukta sıvı birikimi ile karakterize
göğüs hastalıkları ve göğüs cerrahisi bölümlerince sık
rastlanan klinik sorunlardan biridir. Akdeniz bölgesi ülkelerinden
olan Türkiye’de göğüs ağrısı ve ateşle başvuran
plevral sıvılı hastalarda; özellikle de rutin nonspesifik
tedaviye yanıt alınamadığında, ayırıcı tanılar arasında
mutlaka AAA da düşünülmelidir. Erken tanı ve kolşisin
tedavisi ile ileri gelişebilecek böbrek yetmezliğinin önüne
geçilebilmelidir.
ÇIKAR ÇATIŞMASI
Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.
YAZAR KATKILARI
Fikir - E.G.U.C., S.K.I., H.A., S.Ö., E.Ç.; Tasarım ve
Dizayn - E.G.U.C., S.K.I., H.A., S.Ö., E.Ç.; Denetleme -
E.G.U.C., S.K.I., H.A., S.Ö., E.Ç.; Kaynaklar - E.Ç.;
Malzemeler - E.G.U.C., S.Ö.; Veri Toplama ve/veya
İşleme - E.G.U.C., S.K.I., H.A., S.Ö., E.Ç.; Analiz
ve/veya Yorum - E.G.U.C., S.K.I., H.A., E.Ç.; Literatür
Taraması - E.G.U.C., S.K.I., H.A., T.S.; Yazıyı Yazan -
E.G.U.C., S.K.I.; Eleştirel İnceleme - E.G.U.C., S.K.I.
186 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
KAYNAKLAR
1. Metintas S. Plevral efüzyon epidemiyolojisi. Gözü O,
Köktürk O, eds. Plevra Hastalıkları. Ankara: Toraks Kitapları;
2003: 6-25.
2. Light RW. Diagnostic principles in pleural disease. Eur
Respir J 1997; 10:476- 81. [CrossRef]
3. Rahman NM, Munavvar M. Investigation of patient with
pleural effusion. Clin Med 2009; 9:174-8. [CrossRef]
4. McGrath EE, Anderson PB. Diagnosis of pleural effusion:
a systematic approach. Am J Crit Care 2011; 20:119-28.
[CrossRef]
5. Shohat M, Halpern GJ. Familial Mediterranean fever-a
review. Genet Med 2011; 13:487-98. [CrossRef]
6. Katsenos S, Mermigkis C, Psathakis K, Tsintiris K, Polychronopoulos
V, Panagou P, et al. Unilateral lymphocytic
pleuritis as a manifastation of familial Mediterranean fever.
Chest 2008; 133:4:999-1001. [CrossRef]
7. Sarı İ, Birlik M, Kasifoğlu. Familial Mediterranean fever:
An updated review. Eur J Rheum 2014; 1:21-33.
[CrossRef]
8. Tosun E, Topaloğlu S, Akkalyoncu B, Yanık O. Sadece
göğüs ağrısı ile karakterize ailevi Akdeniz ateşi olgusu.
Solunum Hastalıkları 2006; 17:92-4.
9. Sever F, Sever M, Sanal S, Yalçın M, Berdeli A. Yalnız
pulmoner bulguları olan ailesel Akdeniz ateşi; genetik
analizle erken tanı. Tuberk Toraks 2012; 60:380-4.
10. Özsu S, Özçelik N, Bülbül Y. Familial Mediterranean fever
is a rare cause of recurrent pleural effusion. Respir
Case Rep 2013; 2:143-6. [CrossRef]
11. Özkaya Ş, Butun SE, Fındık S, Atıcı A, Dirican A. A very
rare case of pleuretic chest pain: bilateral pleuritis as a
first sign of familial Mediterranean fever. Case Rep Pulmonol.
2013; 2013:315751.
12. Ben-Chetrit E, Backenroth R. Amyloidosis induced, end
stage renal disease in patients with familial Mediterranean
fever is highly associated with point mutations in the
MEFV gene. Ann Rheum Dis 2001; 60:146-9. [CrossRef]
13. Peru H, Elmacı AM, Yorulmaz A, Altun B, Kara F. Konya
Bölgesindeki ailevi Akdeniz ateşli olguların değerlendirilmesi:
Klinik ve genetik çalışma. Genel Tıp Derg 2008;
18:1-7.
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 187

Respir Case Rep 2016;5(3):188-191 DOI: 10.5505/respircase.2016.71501
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Mehmet Akif Özgül 1 , Erdoğan Çetinkaya 1 , Mustafa Çörtük 2 , Binnaz Zeynep Yıldırım 1 , Güler Özgül 3 , Fatma
Esra Günaydın 1 , Thierry Sibomona 1 , Cemal Özçelik 4 , Alper Avcı 4
RESPIRATORY CASE REPORTS
Primary tumors of distal trachea and tracheal carina
without distant metastasis are extremely rare and
surgical excision improves survival. Although various
complications have been reported in case series,
stenosis is rare on the anastomotic line and stent
implantation. Herein, we present a 41-year-old male
case who presented with successful tracheal Y-stent
implantation for stenosis after carina reconstruction
surgery.
Key words: Stents, Trachea, Adenocarcinoma, Lung.
Primary tumors of distal trachea and tracheal carina
without metastasis are rare and surgical excision
improves survival (1). Excision of these tumors
requires surgical experience (2). Although complications
have been reported in case series,
1 Department of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Thoracic
Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey
2 Department of Chest Diseases, Karabük University Faculty of
Medicine, Karabük, Turkey
3 Department of Chest Diseases, Bağcılar Education and Research
Hospital, İstanbul, Turkey
4 Department of Thoracic Surgery, Çukurova University Faculty of
Medicine, Adana, Turkey
Distal trakea ve trakeal karinanın uzak metastaz olmaksızın
primer tümörü çok nadirdir. Bu tür tümörlerin
tedavisinde olgu serilerinde çeşitli komplikasyonlar
bildirilmiştir. Ancak cerrahi anastomoz hattının stenozu
ve bu nedenle yapılan stent implantasyonu bildirimi
oldukça nadirdir. Biz 41 yaşındaki erkek hastada
karina rezeksiyon cerrahisi sonrasında gelişen stenoz
nedeniyle başarı ile trakeal Y-stent uyguladığımız bir
olguyu sunduk.
Anahtar Sözcükler: Stentler, Trakea, Adenokarsinom,
Akciğer.
stenosis is rare on the anastomotic line and stenting
(2-4). To the best of our knowledge, cases of
stenting for stenosis after carinal reconstruction are
rare and our case is the first for in Turkey.
1 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve
Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul
2 Karabük Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim
Dalı, Karabük
3 Bağcılar Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları
Kliniği, İstanbul
4 Çukurova Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim
Dalı, Adana
Submitted (Başvuru tarihi): 25.01.2016 Accepted (Kabul tarihi): 01.04.2016
Correspondence (İletişim): Mehmet Akif Özgül, Department of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Thoracic Surgery
Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey
e-mail: aozgul1970@hotmail.com
188

Respiratory Case Reports
CASE
A 41-year-old male was admitted to outpatient clinic with
cough and dyspnea for 10 months. Computed tomography
(CT) revealed a mass lesion compressing trachea and
tracheal carina (Figure 1). Fiberoptic bronchoscopy findings
were normal, except the extrinsic tracheal and carinal
compression. Biopsy and bronchial lavage were performed
using fiberoptic bronchoscopy; however, it was
non-diagnostic. An adenocarcinoma originating from
trachea was diagnosed by thoracotomy. Since no metastasis
was detected, the right and left upper lobes, the
carina, and distal end of trachea were resected. The carina
was reconstructed using end-to-end anastomosis between
the trachea and intermediate bronchia (Figure 2).
Adjuvant radiotherapy was administered. Two months
after surgery dyspnea and cough restarted. Bilaterally
diminished respiratory sounds were found in physical
examination. Laboratory findings were normal. Although
the chest X-ray was normal, partial obstruction of right
main bronchus was detected on CT (Figure 3). Rigid
bronchoscopy showed 90% obstruction of right main
bronchus by complex stenosis and 70% obstruction of left
main bronchus by mixed stenosis (Figure 4). Fibrotic tissue
was removed and stenotic bronchi were dilated by
progressively larger rigid tubes. 50% and 30% obstruction
of the right and left bronchi respectively were present in
the control rigid bronchoscopy so a Y-stent DumonTM
(Novatech, La Ciotat, France) with a diameter of
15x12x12 mm and length of 2x2x1.5 cm was deployed
without any complications (Figure 5). His symptoms diminished
drastically after stenting. Five months later, the
patient suffered from cough. Repeated bronchoscopy
showed granulation tissue around the stent ridges. The
stent was then removed and cryotherapy was performed
on the granulation tissue. The patient is still asymptomatic
during follow-up.
A written informed consent was obtained from the patient.
Figure 2: A diagrammatic image of the carina which was prevented at
airways and was recreated during surgery
Figure 3: A thoracic tomographic view of stenosis at right main bronchi
whose level was main carina level at postoperative term
Figure 4: A bronchoscopic view of bilateral bronchial stenosis which was
more obvious at right and carina level before stent use
Figure 1: A thoracic tomographic view of the mass which compressed
from trachea posterior at preoperative term
DISCUSSION
Involvement of tracheal carina in non-small cell lung
cancer (NSCLC) is considered T4 according to current
TNM staging; stage 3B disease (5). In these cases, surgical
excision of the tumor has acceptable mortality and
morbidity rates and has been shown to improve survival
in carefully selected patients (6). Resectable primary non-
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 189

Tracheal Y-stent Implantation for Stenosis after Carina Reconstruction Surgery | Özgül et al.
small cell tumors of distal trachea and tracheal carina are
rare which require experienced surgeon and anesthesiologist
(2). In a case series published by Shin et al. (6),
younger patients with improved physical conditions were
found to be more suitable for surgery. A significant, but
acceptable rise in morbidity was also reported in the
same series.
Various benign and malignant lesions can cause central
airway stenosis. Benign causes include Wegener’s granulomatosis,
sarcoidosis, post-intubation stenosis and tracheobronchial
stenosis secondary to surgery (7). Surgical
resection can be used for the treatment of this benign
stenosis. Alternative methods commonly used are argon
plasma coagulation, laser, electrocautery, mechanical
dilatation and cryotherapy during bronchoscopy (7).
Promising results have been reported for the use of electrocautery
and balloon dilatation in post-intubation stenosis
(8). Stent implantation is usually preferred in posttransplant
stenosis (11) or stenosis occurring after resection
of tumors located near the tracheal carina, as in our
case (2,6,9,10).
been reported to date. The first case of stenting for stenosis
after carinal tumor resection was reported by Nomori
et al. (3). In this case, expandable metallic stent (EMS)
was used, granulation tissue developed during follow-up
and the patient died at 24 months. Among the 30 cases
presented by Shin et al. (2), three cases developed stenosis
and stent was implemented in two. However, stent type
and duration was not reported in the aforementioned
study. In three series reported by Chida (9), Jiang (6) and
Yamamoto (10); one of six cases, three of 41 cases, and
two of nine cases required stenting, respectively. In these
studies, Chida et al. (9) used metallic stents, Jiang et al.
(6) used silicone stents, and Yamamoto et al. (10) used
dynamic stents in four cases and silicone stents in two
cases. Review of the literature revealed no other report on
this patient group. In addition, there is no guideline or
consensus on the safe duration for stents. Our patient
complained of cough after five months and repeated
bronchoscopy showed granulation tissue around stent
ridges so the stent was removed.
Complications are common and can be severe in airway
stents such as secretion retention, development of granulation
tissue at the end of stent legs and migration, however;
the latter two are seen less in Y stents. Granulation
tissue around stent ridges developed after five months
and the stent was removed in our case.
Stents are made of different materials. The main classes
of stents are silicone stents and metal stents. Silicone
stents are easily retractable, but they also have increased
risk of migration and secretion retention compared to
metal stents. On the other hand, while metal stents have
a low risk of migration and secretion retention, they are
more difficult to remove if necessary (12,13). We preferred
silicone stent in our case to remove it easily later.
Figure 5: A bronchoscopic view of patency provided in main bronchus
after stent use
Benign stenosis is basically either complex or web-like.
Increased risk of recurrence is reported in complex stenosis,
if only mechanical dilatation is used (8). Our case
suffered from bilateral stenosis, where the right side was
complex and the left side was mixed type. The risk of
recurrence was considerably high; therefore stenting was
preferred.
Silicon stents have been widely used in airway obstructions
for various reasons (12). Few cases of stenting for
stenosis after carinal resection and reconstruction have
CONCLUSION
Silicon Y-stent was used in our case thanks to its easy
removability. This is the first case of stenting for stenosis,
after carinal resection reported in Turkey. The procedure
is relatively safe under optimum conditions and improves
symptoms drastically.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S.,
C.Ö., A.A.; Planning and Design - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.,
B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö., A.A.; Supervision -
190 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö.,
A.A.; Funding -; Materials - M.A.Ö., E.Ç., C.Ö., A.A.;
Data Collection and/or Processing - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.,
C.Ö., A.A.; Analysis and/or Interpretation - M.A.Ö., E.Ç.,
M.Ç., C.Ö., A.A.; Literature Review - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.;
Writing - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.; Critical Review - M.A.Ö.,
E.Ç.
YAZAR KATKILARI
Fikir - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S.,
C.Ö., A.A.; Tasarım ve Dizayn - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.,
B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö., A.A.; Denetleme -
M.A.Ö., E.Ç., M.Ç., B.Z.Y., G.Ö., F.E.G., T.S., C.Ö.,
A.A.; Kaynaklar -; Malzemeler - M.A.Ö., E.Ç., C.Ö.,
A.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.,
C.Ö., A.A.; Analiz ve/veya Yorum - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.,
C.Ö., A.A.; Literatür Taraması - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.;
Yazıyı Yazan - M.A.Ö., E.Ç., M.Ç.; Eleştirel İnceleme -
M.A.Ö., E.Ç.
REFERENCES
1. Gonfiotti A, Jaus MO, Barale D, Macchiarini P. Carinal
resection. Thorac Surg Clin 2014; 24:477-84. [CrossRef]
2. Shin S, Park JS, Shim YM, Kim HJ, Kim J. Carinal resection
and reconstruction in thoracic malignancies. J Surg
Oncol 2014; 110:239-44. [CrossRef]
3. Nomori H, Horio H, Suzuki T. Postoperative airway stenosis
and stent therapy in carinal reconstruction for lung
cancer. Jpn J Thorac Cardiovasc Surg 1999; 47:522-5.
[CrossRef]
4. Ishida I, Oura H, Niikawa H, Handa M. Noncircumferential
tracheal resection with muscle flap reconstruction
for adenoid cystic carcinoma. Gen Thorac Cardiovasc
Surg 2012; 60:603-6. [CrossRef]
5. Ramnath N, Dilling TJ, Harris LJ, Kim AW, Michaud GC,
Balekian AA, et al. Treatment of stage III non-small cell
lung cancer: Diagnosis and management of lung cancer,
3rd ed: American College of Chest Physicians evidencebased
clinical practice guidelines. Chest 2013; 143(5
Suppl):e314S-40S. [CrossRef]
6. Jiang F, Xu L, Yuan F, Huang J, Lu X, Zhang Z. Carinal
resection and reconstruction in surgical treatment of
bronchogenic carcinoma with carinal involvement. J
Thorac Oncol 2009; 4:1375-9. [CrossRef]
7. Ernst A, Feller-Kopman D, Becker HD, Mehta AC. Central
airway obstruction. Am J Respir Crit Care Med 2004;
169:1278-97. [CrossRef]
8. Jain B, Pasari N, Bajpai A, Chordiya R, Motiwale S. Role
of electrocautery and balloon dilatation as treatment
modality for patient of benign tracheal or bronchial
stenosis. Indian J Thorac Cardiovasc Surg 2015; 31:17-
22. [CrossRef]
9. Chida M. Tracheocarinal resection and reconstruction.
Nihon Geka Gakkai Zasshi 2013; 114:192-5.
10. Yamamoto K, Kosaba S, Ikeda T, Tokuyasu H. Evaluation
of therapeutic method for malignant tumors involving the
tracheal carina. Kyobu Geka 2001; 54:581-4.
11. Kapoor BS, May B, Panu N, Kowalik K, Hunter DW. Endobronchial
stent placement for the management of airway
complications after lung transplantation. J Vasc Interv
Radiol 2007; 18:629-32. [CrossRef]
12. Dumon JF. A dedicated tracheobronchial stent. Chest
1990; 97:328-32. [CrossRef]
13. Peng Z, Xu S, Li H, Sun C, Fu M. Metallic expandable
stents in the management of malignant tracheal stenosis
due to esophageal cancer with lymph node metastasis.
Oncol Lett 2013; 6:1461-4. [CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 191

Respir Case Rep 2016;5(3):192-194 DOI: 10.5505/respircase.2016.29484
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Hüseyin Ulaş Çınar 1 , Burçin Çelik 2 , Celalettin Kocatürk 3 , Hale Kefeli Çelik 4
RESPIRATORY CASE REPORTS
Akciğer kanseri ile ilişkili deri lezyonları paraneoplastik
sendrom olarak görülebilmektedir. Buna karşın,
akciğer kanseri ile paraneoplastik pemfigus birlikteliği
oldukça nadirdir. Ağız içinde yara şikayeti ile iç hastalıkları
polikliniğine başvuran hastanın çekilen akciğer
grafisinde sağ akciğerde kitle görülmesi üzerine toraks
bilgisayarlı tomografi çekildi. Bilgisayarlı tomografidede
sağ akciğer orta lobda yaklaşık 6x4 cm
ebadında, düzensiz, spiküle konturlu malign görünümlü
kitle lezyonu saptandı. Transtorasik iğne biyopsisi
sonucu negatif gelmesi üzerine eksploratris torakotomi
uygulandı. Kitleden alınan biyopsi sonucu
küçük hücreli dışı karsinom gelince hastaya sağ
pnömonektomi yapıldı. Ağız içinde, sırtında ve göğüs
ön bölgesindeki yaygın deri lezyonlarından alınan
biyopsi sonucu pemfigusla uyumlu bulundu. Postoperatif
dönemde dermatoloji tarafından steroid ve immünoterapi
uygulandı. Hastanın poliklinik kontrolü
postoperatif 6. ayında yapıldı. Bu olguyu nadir görülmesi
ve deri lezyonlarının akciğer kanserinin bir
göstergesi olabileceğini vurgulamak amacıyla sunduk.
Anahtar Sözcükler: Akciğer, kanser, paraneoplastik,
pemfigus, tedavi.
Skin lesions related to the lung cancer can be encountered
as a paraneoplastic syndrome. However,
paraneoplastic pemphigus is a very rare comorbidity
in lung cancer. The patient applied to the internal
diseases department with complaint of mouth sore.
His chest x-ray revealed a mass in the right lung, and,
then, he underwent thoracic computed tomography.
A 5x6 cm, irregular, spicule-contoured and seemingly
malignant mass lesion was observed in computed
tomography. Since the transthoracic needle biopsy
result was negative, exploratris thoracotomy was
performed. The biopsy result was squamous-cell
carcinoma, and the patient underwent right pneumonectomy.
The result of the biopsies taken from the
skin lesions in the mouth, on the back, and on the
front chest area was compatible with pemphigus.
Postoperatively, dermatology clinic treated the patient
with steroid and immunotherapy. At six months of
treatment, he was alive. This rare case is being presented
to emphasize that skin lesions can be the
indicator of lung cancer.
Key words: Lung, cancer, paraneoplastic, pemphigus,
treatment.
1 Samsun Medicana Hastanesi, Samsun
2 Ondokuz Mayıs Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim
Dalı, Samsun
3 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi EAH, Göğüs
Cerrahisi Kliniği, İstanbul
4 Samsun Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Anestezi ve Reanimasyon
Kliniği, Samsun
1 International Medicana Hospital, Samsun, Turkey
2 Department Of Thoracic Surgery, Ondokuz Mayıs University
Faculty of Medicine, Samsun, Turkey
3 Clinic of Thoracic Surgery, Yedikule Chest Disaease and
Thoracic Surgery Research Hospital, İstanbul, Turkey
4 Clinic of Anesthesiology and Reanimation, Samsun Research
Hospital, Samsun, Turkey
Başvuru tarihi (Submitted): 22.11.2015 Kabul tarihi (Accepted): 11.02.2016
İletişim (Correspondence): Burçin Çelik, Ondokuz Mayıs Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı,
Samsun
e-mail: cburcin@hotmail.com
192

Respiratory Case Reports
Paraneoplastik sendrom, bir tümör veya o tümörün
metastazları ile doğrudan ilişkili olmayan, tümörün
bulunduğu bölgeden uzakta, ancak tümörün varlığına
bağlı olan ve dolayısı ile tümörün çıkarılmasından sonra
gerileyebilen belirti ve bulgularıdır. Belirtiler tümörden
salgılanan hormon veya sitokinler gibi biyolojik olarak
aktif komponentler ile oluşur. Paraneoplastik sendromun
en sık görüldüğü kanserler; akciğer kanseri, meme
kanseri, lenfatik sistem kanserleri ve over kanseridir.
Paraneoplastik sendromlar kanserin ilk belirtisi olabilir,
erken tanı için önemlidir ve genellikle kanserin seyri ile
paralellik göstermektedirler. Kutanöz paraneoplastik
sendromlar inspeksiyon ile kolay fark edilmeleri nedeniyle
hastaları hekime yönlendiren ilk bulgu olabilmektedir (1).
Paraneoplastik pemfigus (PNP), non-Hodgkin lenfoma ve
kronik lenfositik lösemi başta olmak üzere genellikle
lenfoproliferatif hastalıklar ile ilişkili olarak görülen nadir
bir pemfigus tipidir. Diğer pemfigus tiplerinden farklı
olarak kendine özgü histopatolojik ve immünfloresan
bulguları vardır ve kötü prognozludur. Mortalite oranı
yaklaşık %90’dır (2).
Bu makalede literatürde oldukça nadir olan primer
akciğer kanseri ile birlikte paraneoplastik pemfigus
görülen olgu sunuldu.
Altmışaltı yaşında erkek hasta, yaklaşık bir ay önce başlayan
vücudunda yaygın yaralar, ağız içinde yara, iştahsızlık,
kilo kaybı, öksürük ve nefes darlığı şikâyetleri ile dâhiliye
polikliniğine başvurdu. Ağız içindeki ağrılı yaraların giderek
yaygınlaştığı ve yemek yiyemez hale geldiğini bildiren
hastanın genel durumu orta idi. Fizik muayenesinde;
sırtında, omzunda ve göğüs ön bölgesinde belirgin olmak
üzere, dudakta, ağız içinde, genital bölgede, gluteal
bölgede ve her iki bacakta eritemli zemin üzerinde papillo-veziküler
lezyonların yanı sıra, seröz mayi içeren büller
ve büllerin açıldığı bölgelerde krutlar mevcuttu (Şekil 1).
Oskültasyon ile sağ akciğer orta ve üst zonda solunum
seslerinde azalma, yer yer ronküs ve ekspiryumda uzama
tespit edildi. Laboratuvar incelemede; Hb: 12,8 g/dl;
lökosit: 4.600/mm 3 , periferik yaymada nötrofil: %64,
eozinofil: %10, monosit: %9, lenfosit: %16, sedimentasyon
hızı: 68 mm/saat, CRP: 15 mg/dl olarak tespit edilirken,
diğer biyokimyasal ve serolojik testler normal sınırlarda
idi.
Hastanın akciğer grafisinde, sağ akciğer orta zonda kitle
lezyon görülmesi üzerine toraks BT çekildi. Toraks BT'de
sağ akciğer üst lob posterior segmentte yaklaşık 5x6 cm
ebadında, düzensiz, hafif spiküle konturlu malign görünümlü
kitle lezyonu saptandı (Şekil 2). Fleksibl bronkoskopide
endobronşiyal lezyon izlenmedi. PET-BT'de sağ
akciğer üst lob posterior segmentte 63x40 mm (SUVmax:
7,4) ebadında malignite lehine değerlendirilen patolojik
FDG tutulumu izlenen kitlesel lezyon tespit edildi. Lezyondan
BT eşliğinde biyopsi yapıldı, ancak kesin histopatolojik
tanı konulamadı. Biyopsi sonrası pnömotoraks gelişen
hastaya tüp torakostomi uygulandı, tüp torakostomi sonrası
hava kaçağı kesilmeyen hastaya eksploratris torakotomi
kararı alındı. Peroperatif kitleden alınan insizyonel
biyopsi sonucu küçük hücre dışı akciğer karsinomu olarak
rapor edildi. Kitlenin fissüre ve pulmoner arter alt lob
dalına invaze olması nedeniyle hastaya sağ pnömonektomi
uygulandı. Eş zamanlı deri lezyonlarından alınan
biyopsi sonucu pemfigus ile uyumlu olarak raporlandı.
Postoperatif histopatolojik tanı yassı hücreli karsinom
olarak ve evre 2B (T2bN1M0) olarak tespit edildi.
OLGU
Şekil 1: Hastanın ağız mukozasında ve dilde lezyonlar izlenmekte,
göğüs ön ve arka duvarındaki krutlanmış yaralar, bel bölgesinde yeni
oluşan vezikülobüllöz lezyonlar.
Şekil 2a ve b: Direk akciğer grafisinde sağ orta zonda kitle lezyon,
biyopsi sonrası oluşan pnömotoraks nedeniyle sağda toraks tüpü (a),
toraks BT'de sağ akciğer üst lob posterior segmentteki 6x4 cm ebadındaki
kitle (b).
Klinik ve histopatolojik bulgular ile hastaya primer akciğer
kanserine bağlı gelişen PNP tanısı konuldu. Dermatoloji
ve KBB bölümlerince konsülte edilen hastaya ıslak pansuman,
kortikosteroid kombinasyonlu krem, oral lezyonla-
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 193

Akciğer Kanseri ile İlişkili Paraneoplastik Pemfigus: Olgu Sunumu | Çelik ve ark.
ra bikarbonatlı ağız bakımı uygulandı. Ameliyat sonrası
cilt ve ağız içi lezyonları gerilememesi üzerine hastaya ve
40 mg/gün i.v. prenizolon başlandı. Postoperatif 15.
gününde bronş fistülü ve postpnömonektomik ampiyem
gelişen hastanın prednizolon tedavisi kesildi. Hastaya tüp
torakostomi uygulandı ve ampiyem tedavisi başlandı.
Ampiyem tedavisinin 15. gününde sağ retorakotomi ile
karinal rezeksiyon ve trakea-sol ana bronş anastomozu
yapıldı, anastomoz hattı daha önce laparotomi ile hazırlanan
omentum ile desteklendi, göğüs duvarına torakostoma
açıldı. Genel durumu iyi ve postoperatif 6. ayında
olan hastanın takip ve tedavisi dermatoloji kliniği tarafından
devam etmektedir.
TARTIŞMA
Paraneoplastik pemfigus, genellikle lenfoproliferatif hastalıklar
ile ilişkili nadir bir deri lezyonudur. Kronik lenfositik
lösemi, Castleman hastalığı, timoma, sarkomlar ve
akciğer kanseri ile birlikte ortaya çıkabilir. Klinik olarak
deride şiddetli eritamatöz büller, oral ve konjuktival erozyonlarla
karakterize bir hastalıktır. En belirgin özelliği olan
oral mukozadaki şiddetli ağrılı erozyon ve ülserler genellikle
erken bir belirti olarak olguların tamamında vardır.
Benzer lezyonlar orofarenks, nazofarenks, tonsiller, burun,
larenks, özofagus ve anogenital mukozada da görülebilir.
Hastaların üçte ikisinde konjunktiva tutulumu vardır (2,3).
Olgumuzda da eritemli zeminde gelişen papüller ve veziküller
sırasıyla yüz, gövde, üst ekstremiteler, orofarenks ve
genital bölgeye doğru yayılarak ağrılı, ülserler gelişmiştir.
Akciğer kanserine bağlı pemfigus olguları az sayıda olmakla
birlikte en sık görülen akciğer kanser tipi yassı
hücreli kanserdir. Fakat belirgin bir neoplazm olmadan
da gelişen PNP olguları bildirilmektedir (4). Olgumuzda
PNP, yassı hücreli karsinom zemininde gelişmiş ve akciğer
malignitesi sağ pnömonektomi uygulanarak tedavi edilmiştir.
Literatür incelendiğinde PNP’de görülen cilt lezyonlarının
morfolojilerinin çok çeşitli olduğu ve aynı hastada farklı
zamanlarda farklı lezyonların olabileceği bildirilmektedir
(3). PNP’nin tedavisinde otoimmün gelişen hastalığın
tedavisinin yanında altta yatan neoplazmın da tedavisi
gereklidir. Eğer benign ve eksize edilebilecek bir tümör
söz konusu ise, cerrahi tedavi klinik semptomlarda düzelme
sağlayabilir ve otoantikorların titresini azaltabilir.
Malign tümörler söz konusu olduğunda altta yatan hastalık
tedavi edilse bile PNP tedaviye karşı son derece dirençli
olabilir. İmmün süpresif ilaçların yüksek doz ile
tedavilerine rağmen hastaların yaklaşık olarak üçte ikisi,
solunum yetmezliği ile sonuçlanan akciğer tutulumu dâhil
sepsis ve pnömoni gibi komplikasyonlar nedeni ile kaybedilmektedirler.
Uzun dönem yaşayan olgular da az
sayıda olmakla beraber bildirilmiştir (3,5).
Makalede sunduğumuz olguda, sağ üst lob posterior
segmentte yassı hücreli akciğer kanseri tespit edildi ve alt
lob pulmoner arter dalına invaze olduğu için sağ pnömonektomi
ve mediastinal lenf nodu diseksiyonu uygulandı.
Cerrahi tedaviye rağmen cilt ve mukozal lezyonlarda
gerileme olmadığı gibi yeni lezyonlar ortaya çıktı. Postoperatif
gelişen bronş fistülü ve postpnömonektomik ampiyem
nedeniyle yeterli dozda immün süpresif tedavi uygulanamadı.
Postoperatif altıncı ayında olan hasta genel
durumu iyi olup dermatoloji kliniği tarafından takip ve
tedavisi devam etmektedir.
Sonuç olarak; deride görülen bazı lezyonlar malign hastalıkların
ilk belirtilesi olabilir. Böyle bir belirti tespit edildiği
zaman, olgunun detaylı incelemesi yapılarak primer
tanıya daha erken ulaşmak ve tedaviye başlamak mümkün
hale gelecektir. Oldukça nadir görülmesine rağmen
pemfigusun primer akciğer kanserinin erken bir belirtisi
olabileceği düşünülmelidir.
ÇIKAR ÇATIŞMASI
Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.
YAZAR KATKILARI
Fikir - H.U.Ç., B.Ç., C.K., H.K.Ç.; Tasarım ve Dizayn -
H.U.Ç., B.Ç., C.K., H.K.Ç.; Denetleme - H.U.Ç., B.Ç.,
C.K., H.K.Ç.; Kaynaklar - H.U.Ç., B.Ç.; Malzemeler -
H.U.Ç., B.Ç., H.K.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme -
H.U.Ç., B.Ç., C.K.; Analiz ve/veya Yorum - H.U.Ç., B.Ç.;
Literatür Taraması - B.Ç., H.K.Ç.; Yazıyı Yazan - F.T.A.,
A.Ö.; Eleştirel İnceleme - H.U.Ç., B.Ç., C.K., H.K.Ç.
KAYNAKLAR
1. Arnold SM, Liebermen FS, Foon KA. Paraneoplastik syndromes.
In: DeVita VT Jr, Hellman S, Rosenberg SA, eds.
Cancer: Principles and practice in oncology. 7th eds. Philadelphia:
Lippincott Williams&Wilkins; 2005:2189-211.
2. Wade MS, Black MM. Paraneoplastic pemphigus: a brief
update. Australas J Dermatol 2005; 46:1-8. [CrossRef]
3. Anhalt GJ. Paraneoplastic pemphigus. J Investig Dermatol
Symp Proc 2004; 9:29-33. [CrossRef]
4. Kubota Y, Yoshino Y, Mizoguchi M. A case of herpetiform
pemphigus associated with lung cancer. J Dermatol
1994; 21:609-11. [CrossRef]
5. Kimyai-Asadi A, Jih MH. Paraneoplastic pemphigus. Int J
Dermatol 2001; 40:367-72. [CrossRef]
194 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 195

Respir Case Rep 2016;5(3):195-199 DOI: 10.5505/respircase.2016.33254
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Abdulkadir Yasir Bahar 1 , Sercan Şimsek 2 , Harun Çıralık 1
RESPIRATORY CASE REPORTS
Sclerosing pneumocytoma is a rare, benign neoplasm
which may be in solid, papillary, sclerosing or
hemorrhagic patterns histologically, and its papillary
surfaces are covered with hyperplastic type 2 pneumocytes.
It is often seen in middle-aged adults and
women with no recurrence and no reported diseaserelated
deaths. Herein, we present a 50-year-old
female case of sclerosing pneumocytoma case who
was diagnosed incidentally during acute bronchitis
episode.
Key words: Sclerosing pneumocytoma, TTF-1, EMA.
This tumor previously defined as a vascular tumor
and named as a sclerosing hemangioma due to its
significant angiomatoid properties, which derived
from the primitive respiratory epithelium in the
ultrastructural and immunohistochemical studies
(1,2). It is common in the mid-aged
1 Department of Pathology, Sütçü İmam University Faculty of Medicine,
Kahramanmaraş, Turkey
2 Department of Pathology, Fırat University Faculty of Medicine,
Elazığ, Turkey
Sklerozan pnömositoma histolojik olarak solid, papiller,
sklerotik, hemorajik paternlerde olabilen, papiller
yüzeyleri hiperplastik tip 2 pnömositlerle döşeli çoğunlukla
orta yaş erişkin ve kadınlarda görülen benign,
rekürrens ya da hastalığa bağlı ölüm bildirilmeyen,
nadir görülen bir neoplazidir. Biz 50 yaşındaki
kadın hastada akut bronşit atağı sırasında insidental
olarak saptanan sklerozan pnömositoma olgusunu
sunduk.
Anahtar Sözcükler: Sklerozan Pnömositoma, TTF-1,
EMA.
adults (range, 11 to 80 years, median=46) (3,4).
About 80 % of the cases are women (5). It frequently
shows solitary or peripheral localization
and is more than one in 4% of the cases (6). It is
mostly asymptomatic (80%). However, cough,
chest pain, or hemoptysis may present (2).
1 Sütçü İmam Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı,
Kahramanmaraş
2 Fırat Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Elazığ
Submitted (Başvuru tarihi): 28.11.2015 Accepted (Kabul tarihi): 11.01.2016
Correspondence (İletişim): Abdulkadir Yasir Bahar, Department of Pathology, Sütçü İmam University Faculty of Medicine,
Kahramanmaraş, Turkey
e-mail: ayasirbahar@gmail.com
195

Respiratory Case Reports
CASE
A 50-year-old woman was admitted to our emergency
unit with fever, cough, and expectoration complaints and
was incidentally diagnosed with a tumor during acute
bronchitis episode. Her medical history revealed no
smoking habit. A detailed examination was performed
with a preliminary diagnosis of acute bronchitis. A lesion
was detected in her direct pulmonary radiography and
pulmonary computed tomography (CT) was obtained
following treatment for an infection. The CT images revealed
an 11x9.5 mm nodular lesion of the soft tissue
density in the fissure which was adjacent to the inferior
lobe anterobasal segment of the right lung (Figure 1A).
The mass was removed through wedge resection. The
macroscopic evaluation showed 1 cm round lesion,
which had a harder structure, no capsule, contained
brown-black hemorrhagic foci, and separated from the
surrounding pulmonary tissues through regular borders
(Figure 1B).
The microscopic evaluation of the tumor with hematoxylin
and eosin staining included cystic and solid stromal structures.
The cystic fields were covered with flat epithelial
cells including erythrocytes. Papillary projections were
present in some of the cysts. Stromal cells were roundshaped,
had spindle-shaped elongated nuclei, and wide
eosinophilic cytoplasm with no atypia. Stroma had a rich
vascular structure and included hyalinized sclerotic areas
and scattered chronic inflammatory cells (Figure 2A-C).
Figure 1a: An 11x9.5 mm nodular lesion in the fissure, adjacent to the
inferior lobe anterobasal segment of the right lung in thoracic CT axial
images
Figure 1b: Gross specimen obtained following the wedge resection
showing an ill-demarcated, non-capsulated, round-shaped, solid mass
with containing foci of hemorrhage
Figure 2a, b and c: Microscopic examination showing hemorrhagic (left)
and solid (right) areas of tumor above the normal pulmonary tissue (A)
(H&E, 40x). Solid areas contain round stromal cells some with a clear
cytoplasm (B) (H&E, 100x). Hemorrhagic areas contain irregular spaces
lined by flattened cells, filled with red blood cells (C) (H&Eosin, 400x)
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 196

A Case of Sclerosing Pneumocytoma: A Rare Lung Tumor | Bahar et al.
According to the immunohistochemical staining, flat epithelial
cells lining the cyst and stromal cells were TTF-1
(+), vimentin (+), EMA (+), chromogranin A (-), S-100 (-
), desmin (-), actin (-) and CD34(-). CD34 was (+) in only
vascular structures. Flat epithelial cells lining the cyst were
pancytokeratin (+), where stromal cells were (-). Ki-67
proliferation index was evaluated to be 1-2% (Figure 3A-
5B).
Based on these findings, the patient was diagnosed with
sclerosing pneumocytoma. The patient was discharged
without any complication two weeks later.
Figure 4a, b and c: Negative for Chromogranin-A (A), SMA (B) and
CD34 (C) [original magnification 100×]
Figure 3a, b and c: Immunohistochemical staining showing that the
both stromal and cyst lining epithelial cells are positive for TTF-1 (A),
EMA (B), and vimentin (C) [original magnification 100×]
Figure 5a and b: Pancytokeratin positivity in only the cyst lining epithelial
cells (A). Intratumoral inflammatory cells, but not tumor cells, are
positive for KI67 (B) [original magnification 100×]
197 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
DISCUSSION
Sclerosing pneumocytoma is a benign pulmonary tumor
observed rarely in Western countries and more frequently
in the Eastern Asia (7). Radiologically, the tumor is wellbordered,
frequently cystic, rarely calcified in plain radiographs,
significantly contrasted and well-bordered in CT
(8). Its hemorrhagic component helps to discriminate it
from other lesions in magnetic resonance imaging (MRI)
(9).
They are macroscopically 0.3-8 cm in-size, well-bordered
solid masses with no capsule and lobar distribution, and
they contain grey-yellow hemorrhagic foci. Cystic or calcific
changes can be also observed (10).
Microscopically, they are formed by two different types of
cells which are round stromal cells and surface cells (11).
Round stromal cells have central localized nuclei without
significant nucleoli. Their mitotic index is low (1/10 BBA).
Surface epithelial cells has the morphologic properties of
type 2 pneumocytes, they are clear, vacuolated, multinucleated,
cuboidal flat epithelial cells. In the majority of the
patients, different combinations of the papillary, solid,
sclerotic, and hemorrhagic patterns are observed. In
general, one of these patterns is dominant. Hemorrhagic
pattern includes wide spaces filled with blood, covered by
flat epithelial cells and a stromal component. Papillary
pattern includes round cells in the papillary stalk and
complex papilla lined through a cuboidal surface epithelium
demonstrating sclerosing and sometimes myxoid
changes. In the sclerotic pattern, co-existence of dense
hyalinization and papillary and solid structures is present
around the hemorrhagic areas. Solid pattern includes
cuboidal surface epithelium which formed small tubules
between the round stromal cell clusters (11,12). In our
case, hemorrhagic and solid pattern areas were significant.
There were also hyalinized sclerotic areas, although
less significant.
Immunohistochemically, round stromal cells were TTF-1
and EMA (+), and pancytokeratin (-). The surface epithelium
was TTF-1, EMA, and pancytokeratin (+), and CEA,
S100, smooth muscle actin, chromogranin-a, and CD34
negative (2,7,13).
Vascular tumors, carcinoid tumor, and pulmonary
hamartoma were considered in the discriminative diagnosis.
Pulmonary hamartoma are the mixture of different
tissues such as cartilage, muscular and fat tissues, and
myxoid stroma. A glomus tumor was initially suspected,
since the flat cells lining the cystic spaces filled with blood
resembled endothelial cells and stromal round cells were
present in our case. However, CD34 and SMA negativity
and TTF-1 and EMA positivity in both two components
are in the favor of sclerosing pneumocytoma. Chromogranin
A negativity excluded the possibility of a carcinoid
tumor.
In the prognosis, it is a benign tumor with no reported
disease-related death and shows no recurrence. Lymph
node involvement has been reported in 1% of the cases.
Surgical excision is usually sufficient for the treatment.
Lymph node dissection may be necessary in case of metastasis
suspicion (14).
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Planning and Design -
A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Supervision - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Funding
-; Materials - A.Y.B., H.Ç.; Data Collection and/or
Processing - A.Y.B., S.Ş.; Analysis and/or Interpretation -
A.Y.B., H.Ç.; Literature Review - A.Y.B., S.Ş.; Writing -
A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Critical Review - A.Y.B., H.Ç.
YAZAR KATKILARI
Fikir - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Tasarım ve Dizayn - A.Y.B., S.Ş.,
H.Ç.; Denetleme - A.Y.B., S.Ş., H.Ç.; Kaynaklar -; Malzemeler
- A.Y.B., H.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme -
A.Y.B., S.Ş.; Analiz ve/veya Yorum - A.Y.B., H.Ç.; Literatür
Taraması - A.Y.B., S.Ş.; Yazıyı Yazan - A.Y.B., S.Ş.,
H.Ç.; Eleştirel İnceleme - A.Y.B., H.Ç.
REFERENCES
1. Chan AC, Chan JK. Pulmonary sclerosing hemangioma
consistently expresses thyroid transcription factor-1 (TTF-
1): a new clue to its histogenesis. Am J SurgPathol 2000;
24:1531–6. [CrossRef]
2. Iyoda A, Hiroshima K, Shiba M, Haga Y, Moriya Y,
Sekine Y, et al. Clinicopathological analysis of pulmonary
sclerosing hemangioma. Ann Thorac Surg 2004;
78:1928–31. [CrossRef]
3. Ng WL, Ma L. Is sclerosing hemangioma of lung an alveolar
mixed tumour? Pathology 1983; 15:205-11.
[CrossRef]
4. Spencer H, Nambu S. Sclerosing haemangiomas of the
lung. Histopathology 1986; 10:477-87. [CrossRef]
5. Devouassoux-Shisheboran M, Hayashi T, Linnoila RI,
Koss MN, Travis WD. A clinicopathologic study of 100
cases of pulmonary sclerosing hemangioma with immunohistochemical
studies: TTF-1 is expressed in both
round and surface cells, suggesting an origin from primi-
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 198

A Case of Sclerosing Pneumocytoma: A Rare Lung Tumor | Bahar et al.
tive respiratory epithelium. Am J Surg Pathol 2000;
24:906-16. [CrossRef]
6. Lee ST, Lee YC, Hsu CY, Lin CC. Bilateral multiple sclerosing
hemangiomas of the lung. Chest 1992; 101:
572-3. [CrossRef]
7. Flieder DB. Benign neoplasm of the lungs. In Goldblum
JR, Zander DS, Farver CF, eds. Pulmonary pathology: a
volume in the series foundation in diagnostic pathology.
1st ed. Churchill Livingstone: Elsevier, 2008:683–6.
8. Im JG, Kim WH, Han MC, Han YM, Chung JW, Ahn JM,
et al. Sclerosing hemangiomas of the lung and interlobar
fissures: CT findings. J Comput Assist Tomogr 1994;
18:34-8. [CrossRef]
9. Fujiyoshi F, Ichinari N, Fukukura Y, Sasaki M, Hiraki Y,
Nakajo M. Sclerosing hemangioma of the lung: MR findings
and correlation with pathological features. J Comput
Assist Tomogr 1998; 22: 1006-8. [CrossRef]
10. Nicholson AG, Magkou C, Snead D, Vohra HA, Sheppard
MN, Goldstraw P, et al. Unusual sclerosing haemangiomas
and sclerosing haemangioma-like lesions,
and the value of TTF-1 in making the diagnosis. Histopathology
2002; 41:404-13. [CrossRef]
11. Katzenstein AL, Gmelich JT, Carrington CB. Sclerosing
hemangioma of the lung: a clinicopathologic study of 51
cases. Am J Surg Pathol 1980; 4:343-56. [CrossRef]
12. Dağlar E, Kulaçoğlu S, Ergül G. Sklerozan hemanjioma
(Sklerozan pnömositoma) Olgu sunumu. Tur Toraks Der
2011; 12:161-4. [CrossRef]
13. Ekinci GH, Hacıömeroğlu O, Ersev A, Alpay L, Şen A,
Güney PA, et al. Pulmonary sclerosing hemangioma
(Pneumocytoma): an analysis of 8 cases. Eurasian J Pulmonol
2015; 17:159-62. [CrossRef]
14. Yano M, Yamakawa Y, Kiriyama M, Hara M, Murase T.
Sclerosing hemangioma with metastases to multiple nodal
stations. Ann Thorac Surg 2002; 73:981-3.
[CrossRef]
199 www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):200-203 DOI: 10.5505/respircase.2016.85520
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Mustafa Çalık 1 , Saniye Göknil Çalık 2 , Tahir Taha Bekçi 3 , Yaşar Ünlü 4 , Hıdır Esme 1
RESPIRATORY CASE REPORTS
A gallbladder carcinoma is extremely fatal malignant
tumor. The occurrence of excavated lung metastases
is rarely observed only in 4% of cases. Herein, we
describe a case of cavitary pulmonary metastases of
gallbladder cancer. A 69 year-old woman was admitted
to our hospital for routine controls. Three years
before, she underwent partial hepatectomy with
enbloc resection of the gallbladder and dissection of
regional lymph nodes. The patient was event-free
during follow-up. At 32 months, thoracic CT revealed
a cavitary lesion in the right lung. Metastasectomy
and mediastinal lymph node dissection was performed.
Patient was discharged on day 14 after surgery
without any complications. To the best of our
knowledge, a relatively small number of cases with
metastatic lung tumors cavitation have been reported
in the literature. The differential diagnosis should be
made with caution in patients with a history of neoplastic
disease. Early diagnosis and treatment increase
survival.
Key words: Gallbladder, adenocarcinoma, cavitation,
lung metastases.
1 Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research
Hospital, Konya, Turkey
2 Department of Emergency Medicine, Konya Education and Research
Hospital, Konya, Turkey.
3 Department of Pulmonary Medicine, Konya Education and Research
Hospital, Konya, Turkey.
4 Department of Pathology, Konya Education and Research Hospital,
Konya, Turkey
Safra kesesi kanseri son derece ölümcül malign bir
tümördür. Kaviter akciğer metastazları çok nadir ve
olguların sadece % 4'ünde görülür. Burada, safra
kesesi kanserinin neden olduğu kaviter akciğer metastazı
olgusunu sunmayı amaçladık. Altmış dokuz
yaşında bayan hasta olağan kontrolleri için hastanemize
başvurdu. Üç yıl önce, safra kesesi kanseri nedeniyle
enblok safra kesesi ve parsiyel karaciğer
rezeksiyonu ile bölgesel lenf nodu diseksiyonu yapılmış.
Buna bağlı olarak 32 ay boyunca yapılan takipleri,
son toraks bilgisayarlı tomografisinde sağ akciğerde
kaviter lezyon ortaya çıkana kadar negatifti.
Metastazektomi ve mediastinal lenf nodu diseksiyonu
yapıldı. Hasta komplikasyonsuz olarak ameliyat sonrası
14. günde taburcu edildi. Görece az sayıda
kaviter metastatik akciğer kanseri bildirilmiştir. Ayırıcı
tanı neoplastik hastalık öyküsü olan hastalarda dikkatle
yapılmalıdır. Erken tanı ve tedaviyle sağ kalımın
artacağına inanıyoruz.
Anahtar Sözcükler: Safra kesesi, adenokarsinom,
kavitasyon, akciğer metastaz.
1 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi
Kliniği, Konya
2 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Acil Kliniği, Konya
3 Konya Eğitim Ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları
Kliniği, Konya
4 Konya Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Kliniği, Konya
Submitted (Başvuru tarihi): 22.12.2015 Accepted (Kabul tarihi): 20.01.2016
Correspondence (İletişim): Mustafa Çalık, Department of Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital, Konya, Turkey
e-mail: drmcalik@hotmail.com
200

Respiratory Case Reports
Although gallbladder carcinomas (GBCs) which are
treated by surgical resection with curative intent, show
variations all over the world depending on geographic
and ethnic differences, they have a poor prognosis (1).
These tumors are the sixth most common malignancies
among gastrointestinal cancers. A carcinoma of the
gallbladder was first identified by Stoll in 1877 during an
autopsy procedure. Although rare, it has a poor prognosis
due to its anatomic position and non-specific symptoms
(1-3). It is three times more common in women, and
occurs in patients 65 years and older. Three out of four
cases are accompanied with cholelitiasis. One-year survival
rate of a GBC is about 10% (4,5). While curative
treatment can be achieved with resection in patients with
early disease, 90% of patients with advanced disease fail
to achieve cure. Half of patients with a GBC also have
lymph node and liver involvement with a shorter survival
rate in months (6,7). Although cavitation in primary lung
cancer is common, cavitary lesions are usually rare in
pulmonary metastases (8). In our case, we detected a
cavitary pulmonary metastasis of the gallbladder and,
performed surgery. This case was presented due to its
rarity in the literature.
patient was scheduled for diagnostic thoracotomy. The
cavitary lesion and nodule in the right upper lobe were
removed by the wedge resection during surgery. The
removed nodule and cavitary lesion were sent for frozen
section. The frozen section report indicated that both
lesions were malignant. The Department of Pathology
suggested immunostaining to determine if the lesion was
a metastasis of a primary lung cancer or gallbladder
cancer (Figure 4). Therefore, the patient was scheduled
for metastasectomy, and, then, mediastinal lymph node
dissection was performed. Lymph nodes 4a, 4b, 10, 11a,
11b, and 12 were removed and sent to pathology lab. As
her overall condition improved, the patient was discharged
on day 14 after surgery.
Figure 1: Thoracic CT scan revealed cavity in right hemithorax
CASE
A 59-year-old female patient presented to the general
surgery outpatient clinic with complaints of abdominal
pain and nausea six month ago. She underwent cholecystectomy
including hepatic segments 4 and 5. She received
postoperative chemotherapy and radiotherapy. A
follow-up computed tomography (CT) of the thorax
showed two nodules, the larger one measuring 5.5 mm
in diameter laterally- and peripherally-located in the posterior
segment of the right upper lobe of the lung, and a
cavitary lesion of 20x18 mm in size with a thick, but regular
wall in the superior segment of the right lower lobe of
the lung (Figure 1 and 2). Based on these findings, the
patient underwent positron emission (PET) CT which revealed
a slightly increased FDG uptake (SUVmax: 3.54)
in a cavitary lesion of 18x20 mm with a thick wall in the
superior segment of the right lower lobe of the lung, and
slightly increased FDG uptakes (SUVmax: 3.40) in lymph
nodes reaching to 1 cm in diameter in the paratracheal,
precarinal, and bilateral hilar regions of the mediastinum
(Figure 3). No FDG affinity or associated pathological
uptake was observed at the resolution limit in the nodule,
measuring 6 mm in diameter in the posterior segment of
the right upper lobe of the lung. Diagnostic fiberoptic
bronchoscopy was made and reported as normal. The
Figure 2: Thoracic CT scan showing nodule in right hemithorax
Figure 3: PET-CT showing metastatic cavitary lesion in right hemithorax
Figure 4a, b, c and d: CK7 immunoreactivity in tumor cells (A), metastatic
tumor tissue (thick arrow) (B) (H&E), CA immunoreactivity in tumor
cells (C), TTF 1 immunoreactivity-negative in tumor cells (D) (X 200)
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 201

Cavitary Pulmonary Metastases of Gallbladder Cancer: A Rare Case Report | Çalık et al.
DISCUSSION
A cavity has been defined in the radiology literature as “a
gas-filled space within a zone of pulmonary consolidation
or within a mass or nodule, produced by the expulsion of
a necrotic part of the lesion via the bronchial tree”
(pathologically) and “a lucency within a zone of pulmonary
consolidation, a mass, or a nodule; hence, a lucent
area within the lung that may or may not contain a fluid
level and that is surrounded by a wall, usually of varied
thickness” (radiographically). A cavity is the result of any
of a number of pathological processes. One of them is
malignant process such as lung metastasis (9). Lung represents
a major metastatic site of the body, as there is a
seat about 30 to 50% of all secondary locations. Cavitary
lung metastases are rarely observed only in 4% of cases
(10). Typically GBC occurs in older ages, and usually
complicated with other diseases of the gallbladder, which
may lead to misdiagnosis. In addition, GBCs are more
common in women, while bile duct carcinomas are more
common in men. Also, GBCs are histopathologically
classified in four subgroups: adenocarcinoma (papillary,
tubular, mucinous, etc.), squamous and adenosquamouscell
carcinoma, undifferentiated carcinoma, and rare
tumors (small-cell carcinoma, sarcoma, melanoma and
lymphoma). The most common type is adenocarcinoma
with a rate of 80 to 95%. Eighty percent of patients have
also infiltration to the adjacent liver, while 50% are infiltrated
to the portal vein, choledoc and other organs (colon,
duodenum and jejunum). The five-year survival rate
is very low in non-surgical patients, while it is 20% after
resection (8). In gallbladder cancer, the most common
site of extra-abdominal metastases is the lung. Cavitary
lung metastasis was first described by Bristowe in 1871
(9). The most common malignancies leading to cavitary
lung metastases include primary squamous-cell carcinoma
of the larynx and carcinoma of the pharynx, tongue,
cervix and skin (10,11). Extra-abdominal metastases of
gallbladder cancers are 55% localized in the lungs
(12,13). While a systemic metastasis usually indicates that
primary tumor is uncontrollable with a poor prognosis,
isolated lung metastasis does not necessarily mean that
the disease is always systemic and uncontrolled (14).
Patients with an isolated pulmonary metastasis have a
much better response to local and systemic treatment,
compared to those with multi-organ metastases, and they
must be evaluated distinctly based on this feature (15). A
complete resection of pulmonary metastases may result in
a mean five-year survival of 20 to 50% (16,17). It is usually
very likely to detect metastases by routine chest X-rays
after treatment of the primary tumor. They usually appear
with regular margins, sometimes in the form of multiple
opacities. Patient with a confirmed or suspected metastasis
in chest X-ray should also be evaluated by computed
tomography (CT) before surgery. Lymph nodes 3 mm insize
can be seen as nodules on CT. Abecasis et al. (18)
reported that the lesion was undetectable in plain radiographs
in 20% of patients whose metastases were confirmed
by CT.
There are relatively few case reports on cavitation in metastatic
pulmonary tumors in the literature. Although metastatic
pulmonary nodules are rare, a careful differential
diagnosis should be performed in patients with a neoplastic
disease. We believe that survival will improve by
treatment of metastatic lesions which are confirmed by
early biopsy procedure and resection.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Planning and
Design - M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Supervision -
M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Funding - M.Ç., S.G.Ç.;
Materials - M.Ç., S.G.Ç.; Data Collection and/or Processing
- M.Ç., S.G.Ç.; Analysis and/or Interpretation -
M.Ç., S.G.Ç.; Literature Review - M.Ç., S.G.Ç.; Writing -
M.Ç., S.G.Ç.; Critical Review - M.Ç., S.G.Ç.
YAZAR KATKILARI
Fikir - M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Tasarım ve Dizayn
- M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Denetleme -
M.Ç., S.G.Ç., T.T.B., Y.Ü., H.E.; Kaynaklar - M.Ç.,
S.G.Ç.; Malzemeler - M.Ç., S.G.Ç.; Veri Toplama
ve/veya İşleme - M.Ç., S.G.Ç.; Analiz ve/veya Yorum -
M.Ç., S.G.Ç.; Literatür Taraması - M.Ç., S.G.Ç.; Yazıyı
Yazan - M.Ç., S.G.Ç.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., S.G.Ç.
REFERENCES
1. Yang XW, Yang J, Li L, Man XB, Zhang BH, Shen F, et al.
Analysis of the relationships between clinicopathologic
factors and survival in gallbladder cancer following surgical
resection with curative intent. PLoS One 2012;
7:e51513. [CrossRef]
2. Dutta U. Gallbladder cancer: can newer insights improve
the outcome? J Gastroenterol Hepatol 2012; 27:642–
53. [CrossRef]
202 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
3. Jayaraman S, Jarnagin WR Management of gallbladder
cancer. Gastroenterol Clin North Am 2010; 39:331–42.
[CrossRef]
4. Goodman K, Wagman R, Ho AY. Cancer of the liver,
bile duct, and gallbladder. In: Hope R, Roach M, Phillips
T, eds. Leibel and Phillips Textbook of Radiation Oncology.
3rd ed. Philadelphia: Elselvier Saunders; 2010:829-
31.
5. Lazcano-Ponce EC, Miguel JF, Munoz N, Herrero R, Ferrecio
C, Wistuba II, et al. Epidemiology and molecular
pathology of gallbladder cancer. CA Cancer J Clin 2001;
51:349-64. [CrossRef]
6. North JH Jr, Pade MS, Hong C, Rıvera DE. Prognostic
factors for adenocarcinoma gallbladder: an analysis of
162 cases. Am Surg 1998; 64:437-40.
7. Lin HT, Liu GJ, Wu D, Lou JY. Metastasis of primary
gallbladder carcinoma in lymph node and liver. World J
Gastroenterol 2005; 11:748-51. [CrossRef]
8. Zheng SS, Liang TB, Qin YS, Zhang M, Wang WL, Shen
Y, et al. The long term result of management in 98 cases
of gallbladder carcinomas. Zhonghua Wai Ke Za Zhi
2004; 7:517-9.
9. Gadkowski LB, Stout JE. Cavitary pulmonary disease.
Clin Microbiol Rev 2008; 21:305-33. [CrossRef]
10. Seo JB, Im JG, Goo JM, Chung MJ, Kim MY. Atypical
pulmonary metastases: spectrum of radiologic findings.
Radiographics 2001; 21:403-17. [CrossRef]
11. Bristowe JS. Cancer involving pharynx, larynx, neighboring
lymphatic glands and lungs. Trans Path Soc Lond
1871; 22:132.
12. Lemay M, Piro AJ. Cavitary pulmonary metastases. Ann
Intern Med 1965; 62:59-66. [CrossRef]
13. Don C, Gray DG. Cavitating secondary carcinoma of the
lung. J Can Assoc Radiol 1967; 18:310-5.
14. Piehler JM, Crichlow RW. Primary carcinoma of the
gallbladder. Surg Gynecol Obstet 1978; 147:929-42.
15. Sons HU, Borchard F, Joel BS. Carcinoma of the
gallbladder: autopsy findings in 287 cases and review of
the literature. J Surg Oncol 1985; 28:199-206. [Cross-
Ref]
16. Putnam JB. Pulmonary Metastases. In: Franco KL, Putnam
JB, eds. Advanced therapy in thoracic surgery. Ontario:
BC Decker Company; 1998:117-26.
17. Putnam JB. Secondary tumors of the lung. In: Shields TW,
LoCicero J, Ponn RB, eds. General thoracic surgery. Fifth
Ed. Philadelphia: Lippincott Williams&Wilkins Company;
2000:1555-76.
18. Abecasis N, Cortez F, Bettencourt A, Costa CS, Orvalho
F, de Almeida JM, et al. Surgical treatment of lung metastases:
prognostic factors for long-term survival. J Surg
Oncol 1999; 72:193-8. [CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 203

Respir Case Rep 2016;5(3):204-208 DOI: 10.5505/respircase.2016.43660
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Fazlı Yanık 1 , Yekta Altemur Karamustafaoğlu 1 , Adem Karataş 1 , Ebru Taştekin 2
RESPIRATORY CASE REPORTS
Akciğerin büyük hücreli nöroendokrin karsinomları
(BHNK) yüksek gradeli tümörlerdir ve küçük hücreli
akciğer kanserine(KHAK) benzer klinik ve biyolojik
özellikler taşırlar. Erken dönem göğüs duvarı metastazı
oluşturan akciğerin bir BHNK’li olguyu tartışmayı
amaçladık. Altmış iki yaşında erkek hastanın toraks
bilgisayarlı tomografisinde (BT) sol akciğer üst lob
anterior segmentte 1,5 cm solid kitle izlendi. Pozitron
emisyon tomografisinde kitle malign karakterdeydi.
Peroperatuvar frozen sonucu; küçük hücreli dışı akciğer
kanseri (KHDAK) gelmesi üzerine sol üst lobektomi
uygulandı. Sonuç gastrointestinal sistem kaynaklı
p(T1aN0M0) nöroendokrin karsinom olarak raporlandı.
Primer kaynağa yönelik yapılan oktreotid sintigrafisi,
gastroskopi, kolonoskopi, batın-toraks BT’de
bir patoloji saptanmadı. Olgunun 3. ay kontrolünde;
göğüs duvarında kitle tespit edildi ve alınan biyopsi
BHNK metastazı olarak raporlandı. Olguya kemoradyoterapi
planlandı. Olgu tanıdan bir yıl sonra
kaybedildi. BHNK’ler hızlı metastaz yapabilen, agresif
seyirli, nüks edebilen tümörler oldukları için diğer
KHDAK’lerinden ayrılması önemlidir, bu hastalarda
yakından takibe ihtiyaç vardır.
Anahtar Sözcükler: Büyük hücreli nöroendokrin kanser,
nöroendokrin tümörler, akciğer tümörleri.
The large cell neuroendocrine carcinomas of the lung
(LCNEC) are high-grade tumors and they have similar
clinical and biological characteristics of non-small
cell lung cancer (NSCLC). We discuss a patient with
LCNEC of the lung which early metastasis to chest
wall. Sixty-two-year-old male patient had a 1.5 cm
solid mass in left upper lob on computered tomography
(CT). The mass was reported by positron emission
tomography as malignant. Left upper lobectomy
was applied in the same period, when perioperatively
frozen-section result was diagnosed NSLC. Histopathological
examination was revealed a neuroendocrine
carcinoma, which may originate from the gastrointestinal
tract p(T1AN0M0). The octreotide scintigraphy,
gastroscopy, colonoscopy, abdominal, and
chest CT were performed for primary origin, but did
not reveal any pathology. Chest wall mass was detected
postoperative third months and biopsy result
was reported as large cell neuroendocrine carcinoma.
Then, chemoradiotherapy was planned. Patient
died after one year from diagnosis. Accurate differentiation
of LCNEC from other types of NSCLC is important,
and there is a need for close follow-up in
these patients for aggressive and metastatic nature
and recurrent disease.
Key words: Large cell neuroendocrine carcinoma,
neuroendocrine tumor, lung tumors.
1 Trakya Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı,
Edirne
2Trakya Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji Anabilim Dalı, Edirne
1 Department of Thoracic Surgery, Trakya University Faculty of
Medicine, Edirne, Turkey
2 Department of Pathology, Trakya University Faculty of Medicine,
Edirne, Turkey
Başvuru tarihi (Submitted): 22.12.2015 Kabul tarihi (Accepted): 04.03.2016
İletişim (Correspondence): Fazlı Yanık, Trakya Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Edirne
e-mail: fazliyanik@hotmail.com
204

Respiratory Case Reports
Nöroendokrin tümörler; gastroenterik, hepatopankreatobiliyer,
bronkopulmoner ve ürogenital sistemin
nöroendokrin hücrelerinden köken alan nadir tümörlerdir
ve bulundukları bölgeye ve salgıladıkları hormonlara göre
klinik oluşturabilirler (1). Akciğer nöroendokrin karsinomları,
iyi diferansiye olanlar; karsinoid tümör, orta
diferansiye olanlar; atipik karsinoid tümör, kötü
diferansiye olanlar ise küçük hücreli akciğer karsinomu
(KHAK) ve büyük hücreli nöroendokrin karsinom (BHNK)
olarak gruplandırılmaktadırlar (2). BHNK sigara içimi ile
sıkı ilişkili, hızla büyüyebilen, erken metastaz yapabilen
kötü prognozlu bir türdür. Tedavisi için şu ana kadar fikir
birliği bulunmamaktadır (3-5).
Erken evrede dahi kötü seyirli olabilen bu tümörler, klinik
olarak diğer nöroendokrin tümörlerden ayrılmalıdır.
Burada, postoperatif üçüncü ayında göğüs duvarı
metastazı ile başvuran erken evre BHNK’li bir olguyu
literatür eşliğinde irdeledik.
OLGU
Gerekli hasta onamı alınmış olan altmış iki yaşında erkek
olgu; öksürük, çabuk yorulma ve nefes darlığı şikâyetleri
ile başvurdu. Babası larenks kanseri nedeni ile exitus
olmuş ve 80 paket/yıl sigara alışkanlığı mevcuttu. Fizik
muayene ve laboratuvar incelemelerinde bir özellik yoktu.
Solunum fonksiyon testinde FEV1: 1,70 L (%52), FVC:
2,21 L(%54), FEV1/FVC: %76, PEF: 5,26 L (%64), DLCO:
12,22 ml/dk/mmHg (%131) olarak ölçüldü. Akciğer
grafisinde sol akciğer üst zonda şüpheli nodül izlenmesi
üzerine; çekilen toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) sol
akciğer üst lob anterior segmentte 15 mm çapında, düzgün
sınırlı, nodüler opasite tespit edildi (Şekil 1a) Olguya
metastaz tarama amaçlı Pozitron Emisyon Tomografisi
(PET) istendi. PET’de sadece sol akciğer üst lob anterior
segmentteki nodülde artmış FDG tutulumu izlendi (SUVmax=
6,6) (Şekil 1b).
Fiberoptik bronkoskopide endobronşial lezyon izlenmedi.
Bronş lavajı ve postbronkoskopik balgam sitolojisinde
malign hücreye rastlanmadı. Multidisipliner konseyde
olguya Evre IA c(T1A N0 M0) akciğer kanseri ön tanısı ile
eksplorasyon kararı alındı. Video Yardımlı Mediastinal
Lenf Nodu Diseksiyonu ile 2L,4L,4R ve 7 nolu lenf nodları
frozen olarak çalışıldı, sonucun tümör negatif olarak raporlanması
üzerine, sol üst lobdaki kitle wedge rezeksiyon
yapılarak frozen’a gönderildi. Frozen sonucu malign,
küçük hücreli dışı akciğer karsinomu (KHDAK) olarak
raporlandı. Bunun üzerine olguya sol üst lobektomi ve
sistemik mediastinal lenf nodu diseksiyonu uygulandı.
İmmünohistokimyasal inceleme sonucunda, tümör grade
3 nöroendokrin karsinom ile uyumlu bulundu. Cerrahi
sınırlar negatif, tümör çapı 1,5 cm, gönderilen tüm lenf
nodları tümör negatif olarak raporlandı. Patolojik evresi
T1aN0M0, Evre IA olarak belirlendi. Nöroendokrin belirteçler
ile zayıf boyanması, tümörün az diferansiye nitelikte
olmasına bağlandı. CK7: pozitif, CK 20: pozitif, CK 5:
fokal pozitif, B72- 3: negatif, Napsin: fokal pozitif, sinaptofizin:
pozitif, kromogranin: negatif, CD 56: seyrek zayıf
pozitif, P 63: negatif, Ki 67: %80‘in üzerinde tespit edildi.
TTF-1 ile seyrek şüpheli boyama izlenmesi ve Cdx2 pozitifliği
görülmesi nedeni ile olguda öncelikle gastrointestinal
sistem kaynaklı bir tümör metastazının ekarte edilmesi
önerildi. Olgu patoloji sonucu ile onkoloji konseyinde
tartışıldı. Olguya ‘Oktreotid sintigrafisi’ çekilmesi, gastroskopi,
kolonoskopi uygulanması, kontrastlı toraks ve
alt-üst batın BT çekilmesi önerildi ve olguya adjuvan bir
tedavi düşünülmedi. Postoperatif birinci ayda çekilen
toraks ve batın BT’sinde patolojik özellik saptanmadı. In-
111 Oktreotide sintigrafisi normal sınırlarda olarak raporlandı.
Yapılan gastroskopide atrofik pangastrit tespit edildi
ve alınan biyopsi sonucu kronik atrofik gastrit, düşük
dereceli hiperplazi olarak raporlandı. Kolonoskopik inceleme
normal olarak saptandı. Mevcut sonuçlar ile olgu
takibe alındı. Postoperatif üçüncü ayında sol anterior
üçüncü kot üzerinde şişlik ile başvurdu (Şekil 2). Olguya
toraks BT çektirildi. Toraks BT’de sol anterior üçüncü kot
düzeyinde parasternal yerleşimli 3 cm çapında yumuşak
doku dansitesinde kitlesel lezyon tespit edildi. PET’de sol
hemitoraks anteriorda kotlara invaze, 3 cm boyutunda
yumuşak doku lezyonu (SUVmax: 10,7) dışında başka
metastatik odak tespit edilmedi. Sol göğüs ön duvarındaki
lezyona biyopsi uygulandı. Olgu klinik ve radyolojik bulgular
eşliğinde önceki biyopsi materyali ile birlikte değerlendirildi.
İmmünhistokimyasal inceleme sonunda nöroendokrin
özellikler gösteren akciğer kökenli küçük hücreli
dışı karsinom metastazı ile uyumlu olduğu belirtildi. Akciğerde
izlenen tümör odağında tümör oldukça andiferansiye
görünümde olmakla birlikte kemik metastazında
izlenen tümör geniş solid adalar oluşturmaktaydı. Adaların
merkez kısmında genellikle nekroz alanları bulunmaktaydı.
Tümöral hücreler oldukça iri, pleomorfik nükleuslu
olup nükleol belirginliği dikkati çekmekteydi. Bu tümör
küçük hücreli karsinoma benzer olarak nöroendokrin
özellikler ve yüksek Ki67 proliferasyon indeksi göstermekle
birlikte, hücrelerde nükleol belirginliğinin çok dikkat
çekici olması, ortası nekrotik adalar oluşturması, ezilme
artefaktı ve hücreler arası yaslanma (molding) gibi bulguların
izlenmemesi nedeni ile olgu ‘büyük hücreli nöroendokrin
karsinom’ olarak değerlendirildi (Şekil 3 ve 4). Bu
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 205

Erken Dönem Göğüs Duvarı Metastazı Oluşturan Akciğerin Büyük Hücreli Nöroendokrin Karsinomu | Yanık ve ark.
sonuçlar ile Onkoloji konseyine tekrar sunulan olguya
kemo-radyoterapi uygulanmasına karar verildi. İki kür 50
mg sisplatin ve 200 mg etoposid tedavisi sonrası olgu,
kemoterapiyi reddetti. Göğüs duvarındaki metastaza
yönelik olarak ağrı palyasyonu amaçlı Volumetrik Ark
Terapi (VMAT) yöntemi ile 4 gy x 8 fr =32 gy radyoterapi
uygulandı. Tedavisinin birinci yılında olgu, genel durum
bozukluğu ve tümör progresyonu nedeni ile kaybedildi.
Şekil 4A, B ve C: Kuvvetli CK 7 pozitifliği (A) (X100) ve Ki 67 ile yüksek
proliferasyon indeksi (B) (X200), sinaptofizin antikoru ile fokal (kırmızı ok)
zayıf pozitiflik (C)(X400).
Şekil 1A ve B: Toraks BT sol akciğer üst lob anterior segmentte 15 mm
çapında lezyon (A), PET-BT’de lezyonda aktivite tutulumu (B).
Şekil 2: Postoperatif üçüncü ayda solda anterior üçüncü kot üzerinde
şişlik.
Şekil 3A ve B: Düzensiz adalar halinde infiltrasyon gösteren (A) ve
nekroz alanları içeren tümör, iri, nükleolü belirgin nükleusa sahip (kırmızı
ok), sık mitoz içeren (mavi ok) dar sitoplazmalı malign hücrelerden
oluşmaktadır (B) (H&EX100).
TARTIŞMA
Dünya Sağlık örgütünün 2015 yılındaki sınıflandırmasına
göre; akciğerin nöroendokrin tümörleri: tipik ve atipik
karsinoid tümörler, KHAK, BHNK olarak sınıflanmışlardır
(6). Yeni sınıflamaya göre KHDAK diferansiye edilmiş ve
edilmemiş olarak ikiye ayrılmıştır. İlk gruba skuamöz hücreli
karsinom ve adenokarsinom, diğer gruba büyük hücreli
karsinom dâhil edilmiştir. Aynı sınıflamada BHNK,
büyük hücreli kanser alt grubundan çıkarılıp nöroendokrin
tümörler grubuna alınmıştır (6,7). BHNK ve KHAK’nun
temel ayırt edici özelliği belirgin nukleoli varlığıdır (8).
BHNK’da hücreler morfolojik ve immünohistokimyasal
olarak nöroendokrin özellikler gösterir. Nekroz ve mitoz
sıktır (10 büyük büyütmede, 11 den fazla). Patolojik tanı
için kromogranin, sinaptofizin ve CD56’yı içeren immünohistokimyasal
çalışmalar yapılmaktadır (9). Garcia-
Yuste ve ark. (10) çalışmalarındaki BHNK’li olguların
2/3’ünün periferik yerleşimli olduğunu bildirmişlerdir.
Yine Paci ve ark. (11) 48 olguluk serilerinde sadece bir
olgunun santral yerleşimli olduğunu belirlemişlerdir. Bizim
olgumuzda tümör periferik yerleşimli 1,5 cm çapında bir
lezyondu. Bronkoskopik olarak endobronşial lezyon tespit
edilmemişti.
Büyük hücreli nöroendokrin karsinomlara, bizim olgumuzda
da olduğu gibi sigara içen erkeklerde daha sık
olarak rastlandığı bildirilmektedir (12). Doddoli ve ark.
(13) yaptığı BHNK’li 20 olguluk serilerinde, olguların
hepsinin sigara ile ilişkili olduğu, yarısının hala sigara
içtiği, yedisinin sigarayı bıraktığı, üçünün ise ağır sigara
içicisi olduğu belirtilmiştir. BHNK, nöroendokrin özelliklerin
ışık mikroskobik (morfolojik), immünfenotipik (immünhistokimyasal)
ve/veya ultrastrüktürel (elektron mikroskobik)
olarak saptandığı tümör tipidir (14). Bizim olgumuzda
da göğüs duvarından alınan patoloji örneği morfolojik ve
immünhistokimyasal inceleme sonucunda BHNK infiltrasyonu
olarak raporlanmıştır.
Büyük hücreli nöroendokrin karsinomun kemoterapiye
KHAK gibi yanıt verdiği hala gösterilememiştir. Günümüzde
önerilen tedavi cerrahidir, ancak çalışmalar devam
etmektedir (15). Battafarona ve ark. (16) yaptıkları
206 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
2099 olguyu kapsayan retrospektif çalışmada; BHNK’li
olguların, büyük hücreli karsinomlu olgulara göre 5 yıllık
sağ kalımlarının ve hastalıksız geçen sürenin daha az
olduğu, cerrahi yapılan olgularda dahi büyük hücreli
karsinomlara göre prognozun kötü olduğu ve diferansiyasyonun
mutlaka belirlenmesi gerektiği sonucuna varmıştır.
Veronesi ve ark. (17) cerrahi yapılmış 144 olguluk
BHNK retrospektif değerlendirmesinde; 21 olgunun indüksiyon
kemoterapisi aldığı, 24 olgunun adjuvan kemoterapi
aldığı belirtilmiştir. Olguların %50’sini evre
1, %20’sini evre 2, %28’ini evre 3, %2’sini evre 4 tümörler
oluşturmaktadır. Beş yıllık ortalama sağ kalım oranı
%42,5 olup bu oran evre 1 için %52, evre 2 için %59,
evre 3 için %20’dir. Preoperatif veya postoperatif kemoterapi
alan grupta sağ kalım avantajı görülmüştür. Evre 1
hastalıkta dahi kemoterapinin prognozu olumlu yönde
etkileyebileceği belirtilmiştir. İndüksiyon kemoterapisine
cevap oranı %80 olarak hesaplanmıştır. Olgumuza erken
evre olması ve anatomik rezeksiyon yapılmasına rağmen;
ilk konulan tanının gastrointestinal sistem kaynaklı nöroendokrin
karsinom olarak raporlanması nedeniyle adjuvan
kemoterapi düşünülmemiştir.
Akciğerin BHNK’ları, yüksek grade’li nöroendokrin tümörler
olup; biyolojik davranış olarak, KHAK’a benzerler.
Kötü prognozlu tümörler olduğu için cerrahi tek başına
yeterli değildir. Multimodal tedaviler prognozu olumlu
yönde etkilemektedir (18). Iyoda ve ark. (19) yaptıkları
çalışmada: rezeksiyon yapılan evre 1A büyük hücreli nöroendokrin
tümörlerin prognozunu, aynı evrede rezeksiyon
yapılan adenokarsinom ve skuamöz hücreli karsinomlu
olgularla karşılaştırmışlar ve 5 yıllık sağ kalımı
nöroendokrin tümörler için %54,5 ve adenokarsinom ve
skuamöz hücreli karsinomlular için %89,3 olarak hesaplamışlardır.
Anatomik olarak rezeke edilmesine rağmen,
birçok tümör uzak metastazlar ile karşımıza çıkabilmektedir.
Bu yüzden cerrahi yalnız başına yeterli olmayabilir,
cerrahi sonrası adjuvan kemoterapi gerekebilir.
Doddoli ve ark. (13) çalışmalarında, erken evre tümörlerde
cerrahi tedavinin iyi sonuçlar verdiğini öne sürmüştür.
Saji ve ark. (20) yaptıkları retrospektif bir çalışmada; sadece
cerrahi yapılanlara karşılık, cerrahi sonrası adjuvan
kemoterapi alan olgularda, anlamlı sağ kalım avantajı
olduğunu göstermiştir. Aynı çalışmada perioperatif kemoterapinin
(ilk 24 saat ile ilk 7 gün arasında) rezeke edilen
BHNK’de faydalı olduğunu göstermektedir. Yine de akciğerin
BHNK’sinin tedavisi için oluşmuş fikir birliği yoktur
(21). Nadir görülmesi nedeniyle bu çalışmalar zaman
alacağından, moleküler belirteçlere göre hedef tedavilerini
geliştirilmesine çalışılmaktadır.
SONUÇ
Sonuç olarak, BHNK’ler, patolojik tanının zor olduğu,
tedavi ve sağ kalım açısından KHAK’a benzer özellikler
taşıyan, tedavisinde tam olarak bir fikir birliğinin sağlanamadığı
kanserlerdir. Agresif ve metastaz yapma potansiyelleri
nedeni ile yakın takibi ve cerrahi sonrası adjuvan
terapinin uygulanması tavsiye edilmektedir. Ancak bu
tümörlerin nadir görülmesi nedeni ile geniş olgu serileri
içeren çalışmalara ihtiyaç vardır.
ÇIKAR ÇATIŞMASI
Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.
YAZAR KATKILARI
Fikir - F.Y., Y.A.K., A.K., E.T.; Tasarım ve Dizayn - F.Y.,
Y.A.K., A.K., E.T.; Denetleme - F.Y., Y.A.K., A.K., E.T.;
Kaynaklar - F.Y., Y.A.K.; Malzemeler - F.Y., A.K.; Veri
Toplama ve/veya İşleme - F.Y., Y.A.K., E.T.; Analiz
ve/veya Yorum - F.Y., Y.A.K., E.T.; Literatür Taraması -
F.Y., Y.A.K.; Yazıyı Yazan - F.Y., Y.A.K., A.K.; Eleştirel
İnceleme - F.Y., Y.A.K., E.T.
KAYNAKLAR
1. Mougey AM, Adler DG. Neuroendocrine tumors: Review
and clinical update. Hospital Physician 2007; 51:12-20.
2. Klimstra DS, Modlin IR, Coppola D, Lloyd RV, Suster S.
The pathologic classification of neuroendocrine tumors: a
review of nomenclature, grading and staging systems.
Pancreas 2010; 39:707-12. [CrossRef]
3. Moran CA, Suster S, Coppola D, Wick MR. Neuroendocrine
carcinomas of the lung. Am J Clin Pathol 2009;
131:206-21.
4. Hage R, Seldenrijk K, de Bruin P, van Swieten H, van den
Bosch J. Pulmonary large-cell neuroendocrine carcinoma
(LCNEC). Eur J Cardiothorac Surg 2003; 23: 457-60.
[CrossRef]
5. Cerilli LA, Ritter JH, Mills SE, Wick MR. Neuroendocrine
neoplasms of the lung. Am J Clin Pathol 2001; 116:S65-
96.
6. Travis WD, Brambilla E, Nicholson AG, Yatabe Y, Austin
JH, Beasley MB, et al. The 2015 World Health Organization
classification of lung tumors: impact of genetic, clinical
and radiologic advances since the 2004 classification.
J Thorac Oncol 2015; 10:1243-60. [CrossRef]
7. Travis WD. The 2015 WHO classification of lung tumors.
Pathologe 2014; 35 Suppl 2:188. [CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 207

Erken Dönem Göğüs Duvarı Metastazı Oluşturan Akciğerin Büyük Hücreli Nöroendokrin Karsinomu | Yanık ve ark.
8. Travis WD, Gal AA, Colby TV, Klimstra DS, Falk R, Koss
MN. Reproducibility of neuroendocrine lung tumor classification.
Hum Pathol 1998; 29:272-9. [CrossRef]
9. Rekhtman N. Neuroendocrine tumors of the lung: an update.
Arch Pathol Lab Med 2010; 134:1628-38.
[CrossRef]
10. Garcia-Yuste M, Matilla JM, Alvarez-Gago T, Duque JL,
Heras F, Cerezal LJ, et al. Prognostic factors in neuroendocrine
lung tumors: a Spanish multicenter study. Spanish
multicenter study of neuroendocrine tumors of the
lung of the Spanish Society of Pneumonology and Thoracic
Surgery. Ann Thorac Surg 2000; 70: 258-63.
11. Paci M, Cavazza A, Annessi V, Putrino I, Ferrari G, De
Franco S, et al. Large cell neuroendocrine carcinoma of
the lung: a 10-year clinicopathologic retrospective study.
Ann Thorac Surg 2004; 77:1163-7. [CrossRef]
12. Miller VA1, Kris MG, Shah N, Patel J, Azzoli C, Gomez J,
et al. Bronchioloalveolar pathologic subtype and smoking
history predict sensitivity to gefitinib in advanced
non–small-cell lung cancer. J Clin Oncol 2004;
22:1103-9. [CrossRef]
13. Doddoli C, Barlesi F, Chetaille B, Garbe L, Thomas P,
Giudicelli R, et al. Large cell neuroendocrine carcinoma
of the lung: an aggressive disease potentially treatable
with surgery. Ann Thorac Surg 2004; 77:1168-72.
[CrossRef]
14. Akciğer karsinomlarının patolojisi. Göğüs Cerrahisi, Ökten
İ, Kavukçu HŞ, Ed. 2. Baskı, İstanbul: İstanbul Tıp Kitapevi;
2013:1045-72.
15. Iyoda A, Hiroshima K, Baba M, Saitoh Y, Ohwada H,
Fujisawa T. Pulmonary large cell carcinomas with neuroendocrine
features are high grade neuroendocrine tumors.
Ann Thorac Surg 2002; 73:1049-54. [CrossRef]
16. Battafarano RJ, Fernandez FG, Ritter J, Meyers BF, Guthrie
TJ, Cooper JD, et al. Large cell neuroendocrine carcinoma:
an aggressive form of non-small cell lung cancer.
J Thorac Cardiovasc Surg 2005; 130:166-72. [CrossRef]
17. Veronesi G, Morandi U, Alloisio M, Terzi A, Cardillo G,
Filosso P, et al. Large cell neuroendocrine carcinoma of
the lung: a retrospective analysis of 144 surgical cases.
Lung Cancer 2006; 53:111-5. [CrossRef]
18. Iyoda A, Makino T, Koezuka S, Otsuka H, Hata Y. Treatment
options for patients with large cell neuroendocrine
carcinoma of the lung. Gen Thorac Cardiovasc Surg
2014; 62:351–6. [CrossRef]
19. Iyoda A, Hiroshima K, Moriya Y, Sekine Y, Shibuya K,
Iizasa T, et al. Prognostic impact of large cell neuroendocrine
histology in patients with pathological stage Ia
pulmonary non-small cell carcinoma. J Thorac Cardiovasc
Surg 2006; 132:312–5.
20. Saji H, Tsuboi M, Matsubayashi J, Miyajima K, Shimada
Y, Imai K, et al. Clinical response of large cell neuroendocrine
carcinoma of the lung to perioperative adjuvant
chemotherapy. Anticancer Drugs 2010; 2:89–93.
[CrossRef]
21. Iyoda A, Hiroshima K, Nakatani Y, Fujisawa T. Pulmonary
large cell neuroendocrine carcinoma: its place in
the spectrum of pulmonary carcinoma. Ann Thorac Surg
2007; 8:702–7.
208 www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):209-212 DOI: 10.5505/respircase.2016.66933
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Fatih Meteroğlu 1 , Mahsuk Taylan 2 , Melike Demir 2 , Burak Gül 1 , Ali Birak 1
RESPIRATORY CASE REPORTS
Sağ orta lob sendromu, sağ orta lobda inatçı ya da
tekrarlayan atelektaziler ile karakterize olan bir tablodur.
Görüntüleme yöntemlerindeki gelişmelerin etkisiyle
erken tanı konulması sıklığı artmıştır. Burada,
sağ orta lob tümörü ön tanısıyla tüm invazif girişimlere
rağmen tanısı konulamayan 23 yaşındaki bayan
hasta ile akciğer- karaciğer hidatik kist nedeniyle
operasyona alınan ve operasyon esnasında orta lob
sendromu tanısı konulan 15 yaşındaki olgularımızı
sunmayı amaçladık.
Anahtar Sözcükler: Akciğer, hidatik kist, karaciğer,
orta lob sendromu.
Orta lobun izole atelektazisi ‘orta lob sendromu’
olarak bilinir. Orta lob sendromu kronik ve süpüratif
bir hastalıktır. Orta lobda diğer loblarla karşılaştırıldığında,
daha kolay atelektazi görülmektedir.
Bunu nedeni, orta lob bronşunun segment bronş-
The right middle lobe syndrome is clinical condition
of the right lung middle lobe, characterized by persistent
or recurrent atelectasis. Thanks to recent advancements
in imaging techniques, early diagnosis
has become more widespread. Herein, we present a
23-year-old female case with a suspected middle
lobe tumor that was left undiagnosed, despite all
invasive procedures and a 15-year-old male case of
lung and liver hydatid cysts that was diagnosed with
middle lobe syndrome during surgery.
Key words: Lung, hydatid cyst, liver, middle lobe
syndrome.
larına bölünmeden önce rölatif olarak uzun boyu,
bronş çapının dar olması, lob bronşunun lenf nodlarıyla
çevrelenmiş olması ve lob bronşunun büyük
çoğunlukla kötü drenaja neden olan intermediyer
bronşun sağ köşesinden ayrılmış olmasıdır (1).
1 Dicle Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı,
Diyarbakır
2 Dicle Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı,
Diyarbakır
1 Department of Thoracic Surgery, Dicle University, Faculty of
Medicine, Diyarbakır, Turkey
2 Department of Chest Disease, Dicle University, Faculty of
Medicine, Diyarbakır, Turkey
Başvuru tarihi (Submitted): 20.01.2016 Kabul tarihi (Accepted): 15.04.2016
İletişim (Correspondence): Fatih Meteroğlu, Dicle Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı, Diyarbakır
e-mail: drfatihmeteroglu@hotmail.com
209

Respiratory Case Reports
OLGU
Olgu 1: Göğüs ağrısı, nefes darlığı ve kilo kaybı şikâyetiyle
kliniğimize başvuran 23 yaşındaki bayan hasta yatırıldı.
Hastanın fizik muayenesinde sağ göğüs ön duvar 4. ve 6.
kotlar arasında akciğer sesleri azalmış ve yer yer ronküs
alınıyordu. Diğer sistem muayenelerinde bir özellik yoktu.
Laboratuvarında; CRP: 11,9 mg/dl, Sedimantasyon: 35
mm/h, plevral sıvı LDH: 1051’ ml/dl, total protein: 5,3
mg/dl, albumin; 2,9 mg/dl ve glikoz 50 mg/dl olup eksüda
vasfında idi. Ayıca plevral sıvı periferik yaymada
lenfosit hâkimiyeti vardı (lenfosit; % 90.91). Balgam ARB
üç kez negatif idi. Hasta toraksa müdahale etmeye izin
vermediği için plevral biyopsi yapılamadı. Akciğer grafisinde
sağ orta zonda artmış infiltrasyon, bilgisayarlı toraks
tomografisinde (BT) ise sağ orta lobda atelektazi, mediastinal
ve hiler lenfadenomegali mevcuttu (Şekil 1). Dış
merkezde çekilen PET-BT de; sağ akciğer hiler bölgede
orta lob bronşunu saran ve orta loba uzanan, kostal ve
mediastinal plevraya oturan 54x33 mm ebadında kitlede
SUVmax 6,3, sağ paratrakeal, subkarinal sağ hiler lenf
nodlarında SUVmax 7,5 olan FDG tutulumu mevcuttu.
Hastanın fiberoptik bronkoskopisinde sağ orta lob bronş
girişi hiperemik ve pürülan sekresyon geliyordu. Orta
loba girilemedi. Orta lob girişinden lavaj alındı ve biyopsi
yapıldı, ancak tanıya ulaşılamadı. Bunun üzerine mediastinoskopi
ile sağ 2 ve 4 nolu lenf nodlarında biyopsiler
alındı. Frozen ve patolojik takip sonucu kazeifiye granulamatöz
lenf adenitle uyumlu geldi. Anti-tüberküloz tedavi
ile klinik düzelmesi olan hasta takibe alındı.
akciğer grafisinde sağ orta ve alt zonda konsolidasyon,
karaciğer lojuna uyan bölgede ise yaklaşık 4x4,5 cm
ebadında, keskin sınırlı ve çeperi kalsifik lezyon görüldü
(Karaciğer hidatik kisti ön tanısıyla kist içeriği aspire edilmişti)
(Şekil 2). Toraks BT de, trans-diyafragmatik geçiş
gösteren karaciğer hidatik kisti ve sağ akciğer orta lobda
rüptüre hidatik kistle uyumlu lezyon mevcuttu (Şekil 3).
Hastaya 7 gün antibiyoterapi, solunum fizyoterapisi ve
mukolitik-ekspektoranlar verildi ve 8. gün operasyona
alındı. Ameliyat öncesi rijid bronkoskopi yapıldı, sağ orta
lob bronş girişinde sekresyon olduğu ve bronşun tam açık
olmadığı görüldü. Torakotomide ise orta lobun atelektatik
olduğu ve orta lob bronşu mediastene yakın altta bası
yapan 1x1 cm’lik lenf adenopati görüldü (Şekil 4). Orta
lobdaki kist çıkarıldı. Ardından kardiyofrenik sinüse yakın
yerden 1 cm’lik kesi ile açıldı. Karaciğerdeki kist içi tekrar
boşaltıldı. Karaciğer kist ağzı bir numara vicryl ile kapatıldı.
Ancak orta lobun ekspanse olmadığı atelektatik olması
üzerine intra-operatif yüksek basınçla ventile edildi. Yüksek
basınca rağmen orta lobun ekspanse olmadı görüldü.
Bunun üzerine orta lobektomiye karar verildi. Hasta postoperatif
5. günde taburcu edildi.
Şekil 1: BT’ de sağ orta lobda atelektazi, mediastinal ve hiler lenf nodları
ile plevral sıvı.
Olgu 2: Göğüs ağrısı ve öksürük şikâyeti ile kliniğimize
başvuran 15 yaşındaki bayan hasta yatırıldı. Fizik muayenede
her iki akciğer solunuma eşit katılıyordu. Sağ göğüs
ön taraf midklavikular hat 4. ve 5. kotlar arasında akciğer
sesleri azalmıştı. Diğer sistem muayenelerinde bir özellik
yoktu. Laboratuvarında; WBC: 8,500/mm 3 , CRP: 1,5
mg/dl, Echinococcus granulosus IgG:1/100 idi. Arka-ön
Şekil 2: Arka-ön akciğer grafisinde sağ orta zonda konsolidasyon,
karaciğer lojuna uyan bölgede ise yaklaşık 4x4,5 cm ebadında, keskin
sınırlı ve çeperi kalsifik lezyon.
TARTIŞMA
Sağ orta lob sendromunun, ilk kez 1948’ de 12 hastada
yapılan bir çalışma sonucu, büyümüş lenf bezlerinin orta
lob bronşuna basısı sonucu ortaya çıktığı bildirilmiştir (2).
O zamandan beri etiyoloji, patofizyoloji ve tedaviyi içeren
çeşitli yönlerden bu hastalıkla ilgili birçok araştırma yapılmıştır.
Sağ orta lob sendromunun etiyolojisinde en sık
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 210

Orta Lob Sendromu; Sağ Akciğer Lezyonlarında Ayırıcı Tanılar Arasında Olmalı | Meteroğlu ve ark.
sebepler inflamasyon (%47), maling tümörler (%22),
bronşektazi (%15), tüberküloz (%9), benign tümörler (%2)
ve aspirasyon (%2) olarak sıralanmıştır (3,4). Pejhan ve
ark.(3) on yılda orta lob sendromu nedeniyle opere ettikleri
23'ü kadın (% 57,5), 17’si erkek (%42,5) toplam 40
hastada etiyolojik faktörler üzerine çalışmalar yapmıştır.
Orta lob kollapsı tüm hastaların bilgisayarlı toraks tomografisinde
görülmüştür. Bronşektazi en yaygın patolojik
bulgu (% 55) olarak tespit edilmiştir. Tüberküloz önemli
bir sıklıkta olup hastaların % 20'sinde görülmüştür. Üç
hastada ise hidatik kist saptanmıştır. Bizim hastalarımızın
ilkinde tüberküloz ve ikinci olgumuzda ise akciğer ve
karaciğer hidatik kistine sekonder gelişmişti.
Şekil 3: Toraks BT’de trans-diafragmatik geçiş gösteren karaciğer hidatik
kisti ve sağ akciğer orta lobda rüptüre hidatik kistle uyumlu lezyon.
Tanıda arka-ön ve lateral akciğer grafisi, BT ve yüksek
çözünürlüklü bilgisayarlı tomografiği kullanılmaktadır
(4,5). Bizde her iki olgumuz için akciğer grafisi ve BT ile
tanıya gidebildik.
Bronkoskopi teşhis ve tedavide önemlidir. Orta lob girişi
ve proksimalinin durumu bronkoskopi ile değerlendirilebilir.
Granülasyon dokusu, tümör ve yabancı cismin neden
olduğu bronşiyal obstrüksiyon kesin bir şekilde dışlanabilir.
Aynı zamanda bronkoskopi kalan sekresyonların temizlenmesi
ve mikrobiyolojik inceleme için lavaja imkân tanır
(6,7). İlk olgumuzda fiberoptik bronkoskopi ile tanıya
gidilemedi. İkinci olgumuza da ameliyat esnasında rijid
bronkoskopi yapıldı ve orta lob bronşunun dar olduğu
görüldü.
Sağ orta lobda diğer loblarla karşılaştırıldığında, daha
kolay atelektazi görülmektedir. Bunu nedeni orta lob
bronşunun segment bronşlarına bölünmeden önce rölatif
olarak uzun boyu, diğer loblarla karşılaştırıldığında çapının
dar olması ve etrafının lenf nodlarıyla çevrelenmiş
olmasıdır. Orta lob bronşu büyük çoğunlukla kötü drenaja
neden olan intermediyer bronşun sağ köşesinden kaynaklanır.
Diğer önemli bir faktör ise kollateral ventilasyonun
yetersiz olmasıdır. Ayrıca inflamatuvar bir proçesin
hızlı rezolüsyonunu engelleyen sağ orta lob çevresindeki
komplet fissürler de önemli rol oynamaktadır (8,9). İlk
olgumuzda BT’de hiler bölgede yaygın lenf nodları mevcuttu.
İkinci olgumuzda orta lob bronşu üzerinde yaklaşık
bir cm çapında lenf bezi mevcuttu.
Pediatrik hastalarda tedavide temel prensip altta yatan
patolojinin ortadan kaldırılmasıdır. Bu amaçla antibiyotik,
postural drenaj, bronkodilatatör tedavi ve alerjen etkenlerin
ortadan kaldırılmasına yönelik konservatif yaklaşım
uygulanmaktadır (10). Yetişkin hastalarda ise mutlaka
tanı konulmalı ve tanıya yönelik tedavi planlanmalıdır. İlk
olgumuzda mediastinoskopi ile tanı konuldu ve etiyolojisine
yönelik tedavi başlandı. Tedavi sonrası sağ orta lobda
düzelme olduğu görüldü. İkinci olgumuzda ise kistotomi
ameliyatı yapıldı. Ancak intra-operatif akciğerin
ekspanse olmaması üzerine lobektomi uygulandı.
Sağ orta lob sendromunda, lobektomi bu hastalarda iyi
bir tedavi seçeneğidir. Tüberküloz ve hidatik kist prevalansının
yüksek olduğu orta doğu ülkelerinde bu iki hastalık
orta lob sendromunun sebepleri arasında sayılmalıdır
(3,4).
Şekil 4: Toraks BT’de orta lob bronşu mediastene yakın kısmında alttan
bası yapan 1x1 cm’lik lenf adenopati.
SONUÇ
Orta lob sendromu, sağ akciğer lezyonlarının ayırıcı tanısında
göz önünde bulundurulması gereken bir durumdur.
Orta lob sendromu tanısı alan gerek pediatrik ve gerekse
211 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
yetişkin hasta gruplarında olsun altta yatan patolojiye
göre hareket etmek gerekmektedir. Ülkemiz şartlarında
tüberküloz ve hidatik kist gibi enfeksiyöz sebeplerin orta
lob sendromunun önemli sebepleri arasında olabileceği
unutulmamalıdır.
ÇIKAR ÇATIŞMASI
Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.
YAZAR KATKILARI
Fikir - F.M., M.T., M.D., B.G., A.B.; Tasarım ve Dizayn -
F.M., M.T., M.D., B.G., A.B.; Denetleme - F.M., M.T.,
M.D., B.G., A.B.; Kaynaklar - F.M., M.T., M.D.; Malzemeler
- F.M., M.T., M.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme -
F.M., M.T., M.D.; Analiz ve/veya Yorum - F.M., M.T.,
M.D.; Literatür Taraması - F.M., M.T., M.D., B.G.; Yazıyı
Yazan - F.M., M.T., M.D.; Eleştirel İnceleme - F.M., M.T.,
M.D.
KAYNAKLAR
1. Einarsson JT, Einarsson JG, Isaksson H, Gudbjartsson T,
Gudmundsson G. Middle lobe syndrome; a nationwide
study on clinicopathological features and surgical treatment.
Clin Respir J 2009; 3:377-81. [CrossRef]
2. Graham EA, Burford TH, Mayer JH. Middle lobe syndrome.
Postgrad Med 1948; 4:29-34. [CrossRef]
3. Pejhan S, Salehi F, Niusha S, Farzanegan B, Sheikhy K.
Ten years’ experience in surgical treatment of right middle
lobe syndrome. Ann Thorac Cardiovasc Surg 2015;
21:354-8. [CrossRef]
4. Meteroğlu F, Sahin A, Eren TS. Middle lobe syndrome: a
retrospective analysis. Türk Göğüs Kalp Damar 2013;
21:718-22.
5. Onur BG, Can D, Asilsoy S, Gülle S, Alper H, Bak M.
Kronik öksürükle başvuran olgularda sağ orta lob sendromu:
retrospektif çalışma. Toraks dergisi 2006; 7:104-8.
6. Rock MJ. The diagnostic utility of bronchoalveolar lavage
in immunocompetent children with unexplained infiltrates
on chest radiograph. Pediatrics 1995; 95:373-7.
7. Kala J, Sahay S, Shah A. Bronchial anthracofibrosis and
tuberculosis presenting as a middle lobe syndrome. Prim
Care Respir J 2008; 17:51-5. [CrossRef]
8. Mitazaki A, Ashizawa K, Mori M, Ohtsu M. Right middle
lobe atelectasis: chest radiographic and CT appearances
correlating with the clinical features. Acta Medica Nagasakiensia
2003; 48:159-66.
9. Priftis KN, Mermiri D, Papadopoulou A, Anthracopoulos
MB, Vaos G, Nicolaidou P. The role of timely intervention
in middle lobe syndrome in children. Chest 2005;
128:2504-10. [CrossRef]
10. Ayed AK. Resection of the right middle lobe and lingula
in children for middle lobe/lingula syndrome. Chest
2004; 125:38-42. [CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 212

Respir Case Rep 2016;5(3):213-216 DOI: 10.5505/respircase.2016.56933
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Melike Demir 1 , Mahsuk Taylan 1 , Demet Arslan 2 , Emel Aslan 3 , Süreyya Yılmaz 1 , Abdurrahman Şenyiğit 1
RESPIRATORY CASE REPORTS
Tüberkuloz (TB), hala dünyada ve ülkemizde önemli
bir sağlık sorunudur. Yaygın TB'de nörolojik tutulum
nadir de olsa görülebilmektedir. Nörotüberkülozda
sıklıkla TB menenjit, daha az oranlarda intrakranyal
tüberkülomlar da eşlik edebilir. Bu makalede, miliyer
TB tanısı konduktan kısa bir süre sonra nörolojik
semptomları gelişen hasta, menenjit ile birlikte daha
nadir görülen intrakranyal tüberkülomların da eşlik
etmesi nedeniyle sunuldu.
Anahtar Sözcükler: Miliyer tüberküloz, intrakranyal
tüberküloma, görüntüleme.
Tüberküloz (TB), tüm dünyada ve ülkemizde, hala
önemli bir sağlık sorunu olmaya devam etmektedir.
TB akciğer dışında da birçok organı tutarak, multisistemik
olarak da seyredebilmektedir. Tüberkülozun
santral sinir sistemi (SSS)'ndeki tutulumu sıklıkla
TB menenjit şeklinde ortaya çıkmaktadır (1). TB,
beyinde veya omurilikte tüberkülom, apse, serebral
miliyer TB şeklinde görülebildiği gibi; vaskülit,
ensefalit, miyelit gibi tablolara da yol açabilmektedir
(2). Diğer sistemlerin tutulumuyla karşılaştırıldı-
Tuberculosis (TB) is still an important health problem
in Turkey as well as in the world. Although rare, neurological
involvement may be encountered in disseminated
TB. TB meningitis and to a lesser extent, intracranial
tuberculomas may accompany neurotuberculosis.
Herein, we present a case that developed neurological
symptoms a short while after being diagnosed
with miliary TB due to the fact that rarely seen
intracranial tuberculomas accompanied meningitis.
Key words: Miliary tuberculosis, intracranial tuberculoma,
imaging.
ğında, SSS ile ilişkili tüberkülom oldukça nadirdir.
SSS TB'sinde intrakranyal ve/veya intramedullar
tüberkülom görülme oranları 1:20 ila 1:48 olarak
iki farklı seride gösterilmiştir (2,3).
Akciğer miliyer tüberkülozu sebebiyle antitüberküloz
tedavi görmekte olan ve ani gelişen nörolojik
semptomları nedeniyle yapılan görüntüleme yöntemlerinde
çok sayıda intrakranyal tüberkülomlar
saptanan olguyu, nadir olması sebebiyle sunmayı
amaçladık.
1 Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı,
Diyarbakır
2 Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Nöroloji Anabilim Dalı, Diyarbakır
3 Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Enfeksiyon Hastalıkları Anabilim
Dalı, Diyarbakır
1 Department of Chest Disease, Dicle University Faculty of
Medicine, Diyarbakır, Turkey
2 Department of Neurology, Dicle University Faculty of Medicine,
Diyarbakır, Turkey
3 Department of Infectious Diseases, Dicle University Faculty of
Medicine, Diyarbakır, Turkey
Başvuru tarihi (Submitted): 24.02.2016 Kabul tarihi (Accepted): 13.04.2016
İletişim (Correspondence): Melike Demir, Dicle Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı,
Diyarbakır
e-mail: melikedoktor34@gmail.com
213

Respiratory Case Reports
OLGU
Otuz yedi yaşında kadın hasta, yaklaşık bir aydır devam
eden ancak son üç gündür şiddeti giderek artan öksürük,
halsizlik ve bulantı şikâyeti ile acil kiniğine başvurdu.
Hastanın bu şikâyetleri ile başka bir merkezde nonspesifik
antibiyotik kullanım öyküsü mevcuttu, ancak hiçbir tetkik
yapılmamıştı. Öz ve soygeçmişinde özellik yoktu. Fizik
muayenesinde, vital bulguları normaldi. Solunum, kardiyovasküler
sistem ve diğer sistem muayenelerinde patoloji
saptanmadı. Beyaz küre 5.240/mm3, hemoglobin 10
g/dL, hematokrit %34, sedimantasyon 16 mm/saat idi ve
rutin biyokimya tetkiklerinde anormallik yoktu. Batın ultrasonografisinde
bir patoloji saptanmadı. Posterior-anterior
akciğer grafisinde miliyer görünüm izlendi. Yüksek rezolüsyonlu
bilgisayarlı tomografide her iki akciğerde yaygın
milimetrik nodülleri mevcuttu (Şekil 1). Balgam asidoalkolo
rezistan basil (ARB)'si negatif saptanan hastanın
fiberoptik bronkoskopi ile transbronşial biyopsi sonucu
kazeifiye granülomatöz inflamasyon olarak raporlandı.
Dörtlü anti-TB tedavinin yedinci gününde baş ağrısı, ense
sertliği, sol gözde dışa kayma ve çift görmesi olan hasta
nöroloji tarafından TB menenjit olarak değerlendirildi.
Beyin manyetik rezonans görüntüleme (MRG) incelemesinde;
bazal sistemlerde yoğun kontrastlanma, supra ve
infratentoriyal bölgede çok sayıda tüberkülom ile uyumlu
lezyonlar saptandı (Şekil 2). Ayrıca hastaya lomber ponksiyon
yapıldı: Beyin omurilik sıvısının (BOS) rengi bulanık,
Pandy reaksiyonu 1+, glukoz: 15 mg/dL (eş zamanlı kan
şekeri: 86 mg/dL), protein: 133 mg/dL, klorür: 103 mg/
dL, mikroskopide 84 hücre (% 80 lenfosit) saptandı. Menenjit
tanısı doğrulandı ve tedavisine 80 mg prednizolon
eklendi. BOS kültürü ve BOS’ta Mycobacterium tuberculosis
açısından tetkikler (Ziehl-Nielsen boyama ile direkt
mikroskopi, kültür ve polimeraz zincir reaksiyonu (PCR) ile
mikobakteriyal DNA araştırılması) gönderildi, ancak hiç
birinde TB lehine bir bulgu saptanmadı. Hastanın takiplerinde
yürüme güçlüğü ve idrar retansiyonu gelişmesi üzerine
çekilen spinal MRG'lerinde torakal seviyede de tüberkülom
ile uyumlu lezyon görüldü. Tedavisinin 19. gününde
semptom ve bulguları gerileyen hastanın kortikosteroid
tedavisi azaltılarak kesildi, anti-TB ile taburcu edildi. On
sekizinci ay kontrollerinde beyin MRG incelemesinde
tüberkülomların sayısı ve boyutu azaldı ve anti-TB tedavi
kesildi. Hastada hiçbir nörolojik sekel kalmadı. Bu sunum
için hastadan yazılı onay alındı.
Şekil 1: YRBT’de bilateral akciğerlerde yaygın milimetrik nodüller.
Şekil 2: Bazal sistemlerde yoğun kontrastlanma, supra ve infra tentoriyal
bölgede çok sayıda tüberkülomun izlendiği sagittal kesitli T1 ağırlıklı
kontrastlı kranyal MR görüntüleri.
TARTIŞMA
Miliyer TB, konakçının savunma sistemindeki yetersizliğine
bağlı olarak primer TB’nin hematojen yayılımından kaynaklanmaktadır
(4). Hematojen yayılım sonucunda SSS'de
menenjit, soliter tüberküloma, apse, infarkt ve/veya miliyer
parankimal hastalık şeklinde ortaya çıkabilmektedir
(2,5). Literatürde anti-TB tedavi almakta olan miliyer
akciğer TB'si olan ve/veya intrakranyal tüberküloması
olan hastalarda, var olan tüberkülomların sayısında artış,
eski lezyonlarda progresyon gibi tedavide zorluklar yaşandığı
bildirilmiştir (6,7). Taşan ve ark. (6) beş aydır
akciğer miliyer TB nedeniyle anti-TB tedavisi almakta olan
olgularında, tedavi altındayken intrakranyal tüberkülomların
geliştiğini bildirmişlerdir. Tedavi sırasında oluşan bu
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 214

Santral Sinir Sistemi Tutulumunun Eşlik Ettiği Bir Miliyer Tüberküloz Olgusu | Demir ve ark.
paradoksal yanıtın sebebi belli olmamakla birlikte, geç tip
hipersensitivite reaksiyonu gibi çeşitli immünolojik mekanizmalarla
açıklanmaya çalışılmıştır (5,8). Tedavi sırasında
paradoksal yanıtın gelişmesi tedavi değişikliğini gerektirmemektedir.
Bizim olgumuza ilk olarak akciğer miliyer
TB tanısıyla anti-TB tedavisi başlandı, hemen sonrasında
ise tedavinin yedinci gününde menenjit bulguları gelişti ve
MRG ile intrakranyal tüberküloma tanısı konuldu.
Tüberkülomların radyolojik görünümleri, lezyonların başlangıç
sürelerine ve görüntüleme yöntemlerine göre değişkenlik
gösterebilmektedir. Erken dönemde beyin BT'de
lezyonların görülmediği bu yüzden MRG yönteminin daha
duyarlı olduğu bildirilmiştir (9). Tüberkülomlar sıklıkla
pariyetal ve frontal loblarda yerleşim göstermektedirler.
Nalbantoğlu ve ark.'ın (10) üç olgusunda, tüberkülomların
infratentoriyal olarak atipik yerleştiği bildirilmiştir. Bizim
de olgumuzda tüberkülomlar supra ve infratentoriyal
yerleşimliydiler.
Tüberkülomların kliniği de çoğu zaman asemptomatiktir.
Hastaların bazılarında tedavi başladıktan 1 ila 18 ay
içinde progressif hastalığa yol açabileceği bildirilmiştir (7).
Semptomlar genellikle lezyonların yerine göre, baş ağrısı,
epileptik nöbetler, fokal güç kaybı, kişilik ve şuur bozuklukları,
kranyal kafa çiftlerinin tutulumları şeklinde olabilmektedir
(10). Bizim hastamızda gelişen baş ağrısı, ense
sertliği, sol gözde dışa kayma ve çift görme meninks tutulumuna,
özellikle de bazal sisternlerdeki yoğun inflamasyona;
idrar retansiyonu ve yürüme güçlüğü ise torakal
bölgedeki lezyonuna bağlı olduğu düşünüldü.
İntrakranyal tüberkülomaların tedavisinde cerrahiden çok
medikal tedavi (anti-TB) ön plandadır (5). İzoniazid ve
pirazinamid, noninflamatuvar meninkslerden bile etkili
olarak penetre olurken, rifampisin daha az absorbe olmaktadır.
Etambutol ve streptomisin ise sadece meninksler
inflame olduklarında kan-beyin bariyerini geçebilmektedir
(5,7,8). Cerrahi girişim ise intrakranyal basıncın
yükseldiği durumlarda önerilmektedir (8). Steroidler, daha
çok serebral ödem, menejit ve nörolojik defisit gelişen
hastalarda semptomların giderilmesinde kullanılmaktadır
(11). İntrakranyal tüberkülomanın tedavi süresi en az bir
yıl olmalıdır (7). Bazı yazarlar iki yıla kadar uzatılmasını ve
en az üç yıl boyunca hastanın nörolojik semptomlar açısından
izlenmesini önermişlerdir (12). Biz de olgumuzda
menenjit bulguları ve nörolojik defisit gelişmesi nedeniyle
kısa süreli steroid tedavisi uyguladık. Anti-TB tedavisini de
on sekiz aya tamamladık. Hastamızda tedavi sonrası
herhangi bir nörolojik defisit gelişmedi.
Sonuç olarak; yaygın SSS TB'si, akciğer miliyer TB'ye eşlik
edebilir. İntrakranial tüberkülomlar çoğu zaman asemptomatik
olsa da, bizim olgumuzda olduğu gibi ciddi nörolojik
bulgular ile de karşımıza çıkabilir. Bu nedenle miliyer
TB’li hastalarda erken dönemde de tüberkülomların
semptomatik olabileceği akılda tutularak, ilk dönemlerden
itibaren nörolojik muayenelerin yapılması, gerekirse
de MRG gibi spesifik bir radyolojik yöntemle değerlendirilmesi
yararlı olabilecektir.
ÇIKAR ÇATIŞMASI
Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.
YAZAR KATKILARI
Fikir - M.D., M.T., D.A., E.A., S.Y., A.Ş.; Tasarım ve Dizayn
- M.D., M.T., D.A., E.A., S.Y., A.Ş.; Denetleme -
M.D., M.T., D.A., E.A., S.Y., A.Ş.; Kaynaklar - M.D.;
Malzemeler - M.D., M.T.; Veri Toplama ve/veya İşleme -
M.D., M.T.; Analiz ve/veya Yorum - M.D., D.A.; Literatür
Taraması - M.D., E.A.; Yazıyı Yazan - M.D., D.A.; Eleştirel
İnceleme - M.D., M.T.
KAYNAKLAR
1. Park HS, Song YJ. Multiple tuberculoma involving the
brain and spinal cord in a patient with miliary pulmonary
tuberculosis. J Korean Neurosurg Soc 2008; 44:36-9.
[CrossRef]
2. Arseni C, Samitca DC. Intraspinal tuberculous granuloma.
Brain 1960; 83:285–92. [CrossRef]
3. Lin TH. Intramedullary tuberculoma of the spinal cord. J
Neurosurg 1960; 17:497–9. [CrossRef]
4. Geppert EF, Leff A. The pathogenesis of pulmonary and
miliary tuberculosis. Arch Intern Med 1979; 139:1381-3.
[CrossRef]
5. van Bommel EF, Stiegelis WF, Schermers HP. Paradoxical
response of intracranial tuberculomas during chemotherapy:
an immunologic phenomenon? Neth J Med 1991;
38:126-30.
6. Taşan Y, Yüksekol İ, Özkan M, Hatipoğlu K, Bilgiç H,
Ekiz K ve ark. Miliyer tüberkülozun tedavisi sırasında ortaya
çıkan semptomatik intrakranial tüberküloma: bir olgu
nedeniyle. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2003; 51:298-
302.
7. Reiser M, Fätkenheuer G, Diehl V. Paradoxical expansion
of intracranial tuberculomas during chemotherapy. J
Infect 1997; 35:88-90. [CrossRef]
8. Afghani B, Lieberman JM. Paradoxical enlargement or
development of intracranial tuberculomas during therapy:
case report and review. Clin Infect Dis 1994; 19:1092-9.
[CrossRef]
215 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
9. Lwakatare FA, Gabone J. Imaging features of brain tuberculoma
in Tanzania: case report and literature review.
Afr Health Sci 2003; 3:131-5.
10. Nalbantoğlu M, Börekçi Ş, Karaçöp H, Umut S, Mert A,
Delil Ş ark. Tüberkülom ile seyreden nörotüberküloz olgularının
klinik ve radyolojik bulguları: dört olgu sunumu.
Nobel Med 2014; 10:77-83.
11. Roca B. Intradural extramedullary tuberculoma of the
spinal cord: a review of reported cases. J Infect 2005;
50:425-31. [CrossRef]
12. Saleh M, Saeedi AA, Ali Pooran A. Brain tuberculomas: a
case report. Jundishapur J Microbiol 2014; 7:e11252.
[CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 216

Respir Case Rep 2016;5(3):217-219 DOI: 10.5505/respircase.2016.84755
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Beyhan Çakar
RESPIRATORY CASE REPORTS
Pulmonary tuberculosis (PTB) and lung cancer may
mimic each other in the aspect of the clinical and
radiological features, particularly. Early diagnosis and
treatment is of utmost importance for improved survival
in these patients. Herein, we present a 59 year–
old case diagnosed with PTB, while being considered
lung cancer metastases. In our case, PTB in the left
lung and lung cancer (large cell neuroendocrine
carcinoma) in the right lung were found simultaneously.
After our case with sputum smear negative
completed tuberculosis therapy, his daughter who
had symptoms of cough and sputum was diagnosed
with smear positive pulmonary tuberculosis. In smear
AFB negative pulmonary tuberculosis cases, contact
screen is important for early TB diagnosis. The local
immunity is deteriorated in cancer cases, if there is
pneumonic infiltration in lung, excluding metastatic
lesions and other infections; therefore, we must
search tuberculosis too.
Key words: Coexistent, cancer metastases, contact
screen, lung cancer, pulmoner tuberculosis.
Tuberculosis (TB) and lung cancer (LC) is an important
public health problem One–third of the
world’s population is infected with TB bacilli. TB
bacilli may live at a dormant status in granulomas
and induce TB sensitivity. A large Chinese study of
over 700,000 people found that those who had
TB were 11 times more likely to develop lung cancer
than those without TB. The risk may increase
further with co-existing COPD or other smokingrelated
cancers (1). Chronic infections such as PTB
may lead to carcinogenesis of the lung tissue (2).
Lung cancer is estimated to account for 1.4 million
Ankara Tuberculosis Control Dispensary No 7, Ankara, Turkey
Akciğer tüberkülozu ve akciğer kanseri klinik radyolojik
özellikleri nedeniyle birbirlerini taklit ederler. Erken
teşhis ve tedavi bu hastaların yaşam süresini uzamasında
önemlidir. Çalışmamızda, 59 yaşında akciğer
kanser metastazı düşünülen akciğer tüberkülozu tanısı
alan hastayı sunduk. Olgumuzda sol akciğerde tüberküloz,
sağ akciğerde akciğer kanseri (büyük hücreli
nöroendokrin karsinom) aynı anda görüldü. Balgam
yayma negatif akciğer tüberkülozlu olgumuz
tedavisini tamamladıktan sonra öksürük ve balgam
çıkarma şikâyetleri olan kızının balgam yaymasında
asit alkole rezistans basil (ARB) tespit edildi. Yayma
negatif tüberküloz olguların temaslı taraması önemlidir.
Kanserli olgularda yerel immünite bozulduğundan
akciğerde pnömonik infiltrasyon varlığında metastaz
ve diğer infeksiyon hastalıkları dışında tüberkülozda
araştırmalıdır.
Anahtar Sözcükler: Birlikte görülme, Kanser matastazı,
Temaslı taraması, Akciğer kanseri, Akciğer tüberkülozu.
incident cancer cases and cancer mortality accounts
for 1.2 million cancer deaths per year in
the world (3). Large-cell NE carcinoma (LCNEC) is
rare cancers of lung, arising from the Kulchitzky
cells which can be classified clinically, radiologically,
and pathologically into four subtypes: typical
carcinoid, atypical carcinoid, LCNEC, and small
cell carcinoma. In addition, LCNEC comprises
approximately 20 to 25% of all invasive lung malignancies.
In surgical series, LCNEC carcinomas
represent 3% of LC (4). Herein, we present a case
who diagnosed with PTB and lung cancer simultaneously.
Ankara 7 Nolu Verem Savaş Dispanseri, Ankara
Submitted (Başvuru tarihi): 01.12.2015 Accepted (Kabul tarihi): 16.02.2016
Correspondence (İletişim): Beyhan Çakar, Ankara Tuberculosis Control Dispensary No 7, Ankara, Turkey
e-mail: becakar@yahoo.com
217

Respiratory Case Reports
CASE
A 59-year-old male patient was admitted to our clinic
with complaints of cough and sputum for more than two
months. Chest X-ray revealed a right hilar mass and left
hand shadow of 2 to 2.5 cm mass; extending the hilar
region from hilar to periphery (Figure 1).The case had a
history of smoking one package/day for 40 year. Laboratory
findings were normal. His tuberculin skin test (TST)
was 9 mm, and Bacillus Calmette Guerin (BCG) vaccine
scar one. Sputum smears Acid Fast Bacilli (AFB) and TB
cultures were negative. Thoracic computed tomography
(CT) showed a right hilar mass of 3x4 cm, extending to
the mediastinal pleura including centroasiner nodules
with ‘tree in bud’ appearance in the left lung. On bronchoscopy,
right superior lobe carina was seen to be wider
than normal. All lobes and segments and sub-segments
were open. Bronchoalveolar lavage was taken from the
anterior and posterior segments of the right superior lobe.
Broncoalveolar lavage result was Class II. Mini left thoracotomy
and wedge resection were performed considering
the lesion in the right lung was a primary lesion and the
lesions of the upper and hilar regions of the left lung were
metastatic lesions or infection diseases. The pathology of
frozen-section was tuberculosis infection (granulomatous
inflammation similar to tuberculosis infection). However,
the diagnosis could be only confirmed histologically.
There was no tissue culture. Sputum smears AFB and TB
cultures were negative. First, the case was started on
standard anti-TB-therapy to prevent spreading bacilli to
lung and other organs. Chest X-ray showed improved
clinical course with treatment response. One month later,
a right thoracotomy was performed for the primary lesion.
The pathology of biopsy was LCNEC. Distal part of left
humorous, surrenal, and brain (cystic lesions) metastases
developed (Figure 2). First, radiotherapy in the distal part
of left humorous and brain, then, six cures chemotherapy
were applied. He completed tuberculosis therapy (two
months of isoniazid, rifampicin, ethambutol and pyrazinamide
plus seven months of isoniazid, rifampicin).
Unfortunately, he died within two year after diagnosis.
After he completed tuberculosis therapy, his daughter (24
years old) who had symptoms of cough, sputum, and
weight loss applied to our dispensary. Her sputum was
smear-AFB positive. Her TST was 20 mm, and BCG vaccine
scar one. Chest X-ray showed pneumonic infiltration
in the right middle zone. Sputum resistant test were sensitive
to major drugs. She started standard anti-TB-therapy
and completed therapy (Figure 3).
Figure 1A and B: Chest X-ray showing a right lung hilar mass and 2 to
2.5 cm wide shadow like band extending the peripheral region from
hilar to the left lung (A). During diagnosis of lung tuberculosis and lung
cancer and following treatment for lung TB disease (B)
Figure 2: X-ray showing metastases in the distal part of left humorous
and brain
Figure 3A and B: Daughter of patient 'chest X-ray was seen pneumonic
infiltration at in right middle zone during diagnosis of lung tuber-culosis
(TB) (A) and (B) following treatment for lunf TB disease
DISCUSSION
The relationship between PTB and lung cancer has been
known for many years. TB, with reactivation of a latent TB
or primary mycobacterial infection may occur, if the local
immunity is deteriorated. New exogenous infection may
also cause TB infection. Immune suppressive therapies
(i.e., tumor necrosis factor (TNF) α inhibitors or corticosteroids,),
antineoplastic chemotherapy, immune dysfunction
(i.e., in lymphomas), radiotherapy, and severe malnutrition
may lead to immunosuppression, particularly
depression of the T-cell defense mechanism (5,6).
An occult cancer can reduce immunity and lead to reactivation
of latent tuberculosis. Therefore, tuberculosis may
present clinically, before lung cancer. Inflammation and
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 218

Pulmonary Tuberculosis Mimicking Lung Cancer Metastases: A Case Report | Çakar et al.
pulmonary fibrosis caused by tuberculosis can induce
genetic damage, which can increase LC risk (3,6). Of
note, smoking is an important risk factor for lung cancer.
Furthermore, LCNEC is rare cancer of the lungs. There is
often a very heavy smoking history. These patients are
rarer in women. Paraneoplastic syndromes are also rare.
Symptoms of LCNEC include chest pain, cough, fever,
hemoptysis, dyspnea, and weight loss. Tumors usually
involve periphery and the upper lobes of the lung, while
25 % of patients are asymptomatic. Metastases usually
occur in liver, bone, adrenal glands, and brain (7). Our
case had no previous history of lung disease or pulmonary
TB. There was no risk factor except smoking. However,
he developed distal left humorous, surrenal and
brain metastases.
In addition, PTB and LC are able to mimic clinical and
radiological expressions. Diagnosis may be delayed and
the survival may be shorter. These two entities may involve
the same lung, different lungs, and extra-pulmoner
region. In our case, PTB in the left lung and LC in the
right lung were found simultaneously.
After our case completed tuberculosis therapy, his daughter
was diagnosed smear positive pulmonary tuberculosis.
There was no TB neighbors and household out of her
father in contact screen. We thought that her father was
index TB case. Liu et al. (8) evaluated 12 contact reviews
and found that for smear-positive index and smearnegative
index were 1 and 0.2%, respectively in household
and 0.5% for pulmonary case index in congregate
settings. Becerra MC et al. (9) reported the TB prevalence
through combined active and passive case finding among
1,094 household contacts was 0.91%, among 2,258
neighbors, the combined strategy detected a TB prevalence
of 0.22%.
In conclusion, the local immunity is deteriorated in cancer
cases, if there is pneumonic infiltration in lung, excluding
metastatic lesions and other infections; therefore, we must
search tuberculosis too. We should not make delay in the
diagnosis of active PTB in LC. Early TB diagnosis may be
extending median survival. Smear negative pulmonary
tuberculosis cases’ contacts TB screen is important for
early TB diagnosis.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - B.Ç.; Planning and Design - B.Ç.; Supervision
- B.Ç.; Funding -; Materials - B.Ç.; Data Collection
and/or Processing - B.Ç.; Analysis and/or Interpretation -
B.Ç.; Literature Review - B.Ç.; Writing - B.Ç.; Critical
Review -
YAZAR KATKILARI
Fikir - B.Ç.; Tasarım ve Dizayn - B.Ç.; Denetleme - B.Ç.;
Kaynaklar -; Malzemeler - B.Ç.; Veri Toplama ve/veya
İşleme - B.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - B.Ç.; Literatür
Taraması - B.Ç.; Yazıyı Yazan - B.Ç.; Eleştirel İnceleme -
REFERENCES
1. Yu YH, Liao CC, Hsu WH, Chen HJ, Liao WC, Muo CH,
et al. Increased lung cancer risk among patients with
pulmonary tuberculosis: a population cohort study. J
Thorac Oncol 2011; 6:32-7. [CrossRef]
2. Lin WW, Karin M. A cytokine-mediated link between innate
immunity, inflammation, and cancer. J Clin Invest
2007; 117:1175-83. [CrossRef]
3. Hosgoodiii HD, Chapman RS, He X, Hu W, Tian L, Liu LZ,
et al. History of lung disease and risk of lung cancer in a
population with high household fuel combustion exposures
in rural China. Lung Cancer 2013; 81:343-6.
[CrossRef]
4. Chong S, Lee KS, Chung MJ, Han J, Kwon OJ, Kim TS.
Neuroendocrine tumors of the lung: clinical, pathologic,
and imaging findings. Radiographics 2006; 26:41-57.
[CrossRef]
5. Cicenas S, Vencevicius V. Lung cancer in patients with
tuberculosis. World J Surg Oncol 2007; 5:22.
6. Silva DR, Valentini Jr DF, Müller AM, de Almeida CP,
Dalcin Pde T. Pulmonary tuberculosis and lung cancer:
simultaneous and sequential occurrence. J Bras Pneumol
2013; 39:484-9. [CrossRef]
7. Travis WD. Advances in neuroendocrine lung tumors.
Ann Oncol 2010; 7(Suppl 7):vii65-71. [CrossRef]
8. Liu E, Cheng S, Wang X, Hu D, Zhang T. A systematic
review of the investigation and management of close
contacts of tuberculosis in China. J Public Health (Oxf)
2010; 32:461-6. [CrossRef]
9. Becerra MC, Pachao-Torreblanca IF, Bayona J, Celi R,
Shin SS, Kim JY, et al. Expanding tuberculosis case
detection by screening household contacts. Public Health
Rep 2005; 120:271-7.
219 www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):220-223 DOI: 10.5505/respircase.2016.00922
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Ahmet Arısoy 1 , Hanifi Yıldız 2 , Mehmet Hakan Bilgin 3 , Selami Ekin 1
RESPIRATORY CASE REPORTS
Tracheomalacia is a difficult to manage condition.
The symptoms are similar to those of COPD and
asthma patients. This may cause misdiagnosis. Herein,
we present two tracheomalacia cases who received
no benefit from inhaled treatment. The patients
were examined via computed tomography (CT),
bronchoscopy, and polysomnography. The first case
was a 83-year-old male having a 50 package-year
smoking history. He applied to the hospital due to
coughing and followed for COPD. Obstructive sleep
apnea was detected via polysomnography. Despite
increased positive pressure, the apneas did not heal.
On CT, tracheal flattening and tracheal ring and
cartilages deterioration were detected. The patient
had no sleep apnea one year after stenting. The
second case was a 66-year-old male having inhaled
treatment for five years for chronic coughing. In
bronchoscopy, anterior and posterior parts of trachea
were seen to cleave into each other in expiration.
Since his tracheomalacia was not life-threatening, he
has taken under follow-up.
Key words: Apnea, cough, tracheomalacia, sleep.
Tracheomalacia in adults is a severe disease which
is very difficult to manage and treat. It causes frequent
infections and mortality. Although there are
no standardized techniques or criteria for the diagnosis
of tracheomalacia, previously published
articles recommend thoracic CT and bronchoscopy
(1-3). The treatment approach is complex. There is
no requirement in the treatment of mild asympto-
Trakeomalazi yönetimi zor olan ciddi bir hastalıktır.
Bu hastaların muayene bulguları KOAH ve astım
hastalarına benzerdir. Bu nedenle tanıda yanılmaya
sebep olabilir. Bu çalışmada, inhaler tedavilerden
fayda görmeyen iki trakeomalazi olgusunu sunmayı
amaçladık. Hastalar bilgisayarlı tomografi, bronkoskopi
ve polisomnografi ile değerlendirildi. Birinci olgu
83 yaşında erkek hasta idi. Elli paket-yıl sigara
anamnezi vardı. Hasta öksürük şikâyeti nedeni ile
hastanelere başvurmuş ve 10 yıldır KOAH tanısıyla
takip edilmişti. Polisomnografi ile uykuda obstrüktif
apneleri tespit edildi. Arttırılan pozitif basınca rağmen
apneleri düzelmedi. Bilgisayarlı tomografi ile trakeada
yassılaşma, trakeal halka ve kıkırdaklarda bozulma
tespit edildi. Trakeal stent takılan hastanın birinci
yılın sonunda uyku apnesi yoktu. İkinci olgu beş yıl
boyunca kronik öksürük nedeniyle farklı inhaler tedaviler
verilen 66 yaşında bir erkek hastaydı. Hastanın
öksürüğü sert ve gürültülü idi ve uyku apnesi yoktu.
Bronkoskopide expiryumda trakeanın ön ve arka
duvarının birbirine yapıştığı görüldü. Trakeomalazisi
hayatı tehdit etmediğinden takibe alındı.
Anahtar Sözcükler: Apne, trakeomalazi, öksürük, uyku.
matic cases. The history for determining the etiology,
physical analysis, radiological, and bronchoscopic
examination are of utmost importance for
the treatment (4). In this article, we evaluated the
symptoms, diagnostic methods, and treatments of
two patients who were admitted to our clinic for
chronic cough and were diagnosed through computed
tomography (CT) and bronchoscopy.
1 Department of Chest Diseases, Yüzüncü Yıl University, Faculty of
Medicine, Van, Turkey
2 Deparment of Chest Diseases, Private Lokman Hekim Van Hospital,
Van, Turkey
3 Deparment of Chest Diseases, Private İstanbul Hospital, Van,
Turkey
1 Yüzüncü Yıl Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları
Anabilim Dalı, Van
2 Özel Lokman Hekim Van Hastanesi, Göğüs Hastalıkları
Kliniği, Van
3 Özel İstanbul Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Van
Submitted (Başvuru tarihi): 01.02.2016 Accepted (Kabul tarihi): 28.03.2016
Correspondence (İletişim): Hanifi Yıldız, Deparment of Chest Diseases, Private Lokman Hekim Van Hospital,
Van, Turkey
e-mail: yhanifi1980@gmail.com
220

Respiratory Case Reports
CASE
Case 1: The first case was an 83-year-old male patient.
He had a history of smoking 50 cigarettes per year. He
was being followed for chronic obstructive pulmonary
disease (COPD) for the past 10 years and was receiving
bronchodilator treatment. He had a history of frequent
applications to hospital due to coughing and purulent
sputum. Over the past six months, in particular, he had
complaints of sleep disturbances at night and frequently
waking up with the feeling of suffocation during sleep.
There was a serious worsening in his sleep quality. During
the daytime, he would frequently doze off. His cough was
occasionally productive, but often noisy, suffocating and
dry. His physical examination revealed bilateral rough
rhonchi. Saturation was about 90% with pulse oximeter.
In addition, CT was performed for the differential diagnosis
of his chronic cough. On thoracic CT, the trachea was
observed to be flattened and it’s annular and cartilage
structures were disrupted (Figure 1). The patient was admitted
to the intensive care unit, where he could be treated
with positive air pressure, and he was given 3 mg of
midazolam for sedation and monitored. Obstructive sleep
apnea was observed immediately after the patient fell
asleep, the patient’s saturations were falling and positive
pressure ventilation was given; however, despite the
gradually increased pressure, apnea did not improve. As
this type of apnea is life-threatening and can severely ruin
the quality of life in patients, a tracheal stent was placed
(Figure 2). In his one year follow-up, apnea was observed
to have totally recovered after the tracheal stenting, his
quality of sleep significantly improved, but his complaints
of frequent cough and purulent sputum production persisted.
Figure 2: Tracheal stent implementation of first case in thoracic CT
Case 2: The second case was a 66-year-old male patient.
Over the past five years, he received several treatments
due to a chronic cough, but did not respond to these
treatments. He had also frequently used bronchodilators,
but experienced no improvements. His cough was choking,
hard, noisy, and dry. There was no night-time cough
or daytime sleepiness. The physical examination of his
lungs was normal. Saturations were about 95% with pulse
oximeter. Tracheomalacia was suspected and bronchoscopy
was performed due to noisy character of his cough.
With bronchoscopy, the anterior and posterior walls of
the trachea were observed to stick together during expiration
(Figure 3). The patient was followed, since the tracheomalacia
was not life-threatening.
Figure 1: Flattening of the trachea in thoracic CT
Figure 3: With bronchoscopy the anterior and posterior walls of the
trachea sticking together during expiration
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 221

Two Cases with Tracheomalacia | Yıldız et al.
DISCUSSION
Tracheomalacia in adults is a life-threatening disease
which is very difficult to manage and treat. It causes frequent
infections and mortality (5). Tracheomalacia can
be divided into two categories, congenital and acquired.
Acquired cases can originate from thoracic trauma, tracheostomy,
inflammation, chronic irritation, malignancy,
and mechanical anatomical factors. Tracheal cartilage
softening can extend to the whole of the trachea and
sometimes even further down. Although previously conducted
studies have demonstrated a significant relationship
between COPD and smoking, the relationship between
COPD and tracheomalacia has not wellunderstood
yet (6,7).
Although there are no standardized techniques or criteria
for the diagnosis of tracheomalacia, previously published
articles recommend thoracic CT and bronchoscopy (1-3).
The treatment approach is complex. There is no requirement
in the treatment of mild asymptomatic cases. The
history for determining the etiology, physical analysis,
radiological and bronchoscopic examination is important
for treatment (4). We preferred thoracic CT in the first
case due to the older age and the presence of comorbidities,
while we used bronchoscopy in the second case. In
both cases, the reason we suspected tracheomalacia was
the noisy cough originating from the vibration of the trachea.
Also, there were the symptoms of OSAS in our first
patient. His quality of sleep was very poor and his daytime
sleepiness was continuous.
In the first stages, tracheomalacia patients do not have
clear symptoms. However, shortness of breath, cough,
sputum production, and other symptoms of obstruction
and infection can be seen with the progression of the
disease. The incidence of the disease has rapidly increased
with the increased tracheomalacia awareness (8).
While the asymptomatic cases can be followed without
treatment, surgical techniques such as tracheal stents,
tracheostomy tube implantation and external stabilization
techniques can be used in certain cases with severe airway
collapse (8-11). Previous publications have reported
continuous positive airway pressure (CPAP) as the preferred
method in treatment for tracheomalacia (8). In our
first case, we treated the patient with a tracheal stent
because of the life-threatening tracheal collapse and
apnea which did not respond to bilevel positive airway
pressure (BIPAP) with the suspicion of COPD. In the second
case, we chose to follow the patient without treatment.
The tracheal symptoms of our first case decreased
substantially following placement of the tracheal stent.
In conclusion, tracheomalacia should be considered in
cases with severe, noisy chronic coughing originating
from tracheal vibration. In addition, OSAS symptoms can
be seen in these patients. They can acquire frequent pulmonary
infections. They do not benefit from bronchodilator
treatment. Rough rhonchi can be heard in their physical
examinations. Furthermore, CT and/or bronchoscopy
can be performed for the diagnosis. Trachea flattened
can be observed with thoracic CT and with bronchoscopy,
the anterior and posterior walls of the trachea can be
observed to stick together during expiration. Positive pressure
treatment options, such as positive airway pressure
(CPAP) or BiPAP, should be considered and tracheal
stents should be considered in patients who do not respond
to positive airway pressure.
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Planning and Design
- H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Supervision - H.Y., A.A., S.E.,
M.H.B.; Funding - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Materials -
H.Y., A.A.; Data Collection and/or Processing - H.Y.,
A.A., S.E., M.H.B.; Analysis and/or Interpretation - H.Y.,
S.E., A.A., M.H.B.; Literature Review - H.Y., A.A.; Writing
- H.Y., A.A., M.H.B.; Critical Review - H.Y., S.E., M.H.B.,
A.A.
YAZAR KATKILARI
Fikir - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Tasarım ve Dizayn - H.Y.,
A.A., S.E., M.H.B.; Denetleme - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.;
Kaynaklar - H.Y., A.A., S.E., M.H.B.; Malzemeler - H.Y.,
A.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - H.Y., A.A., S.E.,
M.H.B.; Analiz ve/veya Yorum - H.Y., S.E., A.A., M.H.B.;
Literatür Taraması - H.Y., A.A.; Yazıyı Yazan - H.Y., A.A.,
M.H.B.; Eleştirel İnceleme - H.Y., S.E., M.H.B., A.A.
REFERENCES
1. Jiang A, Lu H. Early diagnosis and management of tracheomalacia
with invasive bronchopulmonary aspergillosis
in an adult. Braz J Infect Dis 2012; 16:215-6.
[CrossRef]
2. Gilkeson RC, Ciancibello LM, Hejal RB, Montenegro HD,
Lange P. Tracheobronchomalacia: dynamic airway evaluation
with multidetector CT. AJR Am J Roentgenol 2001;
176:205-10. [CrossRef]
3. Aquino SL, Shepard JA, Ginns LC, Moore RH, Halpern E,
Grillo HC, et al. Acquired tracheomalacia: detection by
222 www.respircase.com

Respiratory Case Reports
expiratory CT scan. J Comput Assist Tomogr 2001;
25:394-9. [CrossRef]
4. Laçin T, Yüksel M: Trakeobronşiyal malazi ve kompresyon
tedavisi. Turkiye Klinikleri J Surg Med Sci 2006;
2:119-24.
5. Jiang AG, Gao XY, Lu HY. Diagnosis and management
of an elderly patient with severe tracheomalacia: A case
report and review of the literature. Exp Ther Med 2013;
6:765-8. [CrossRef]
6. Kandaswamy C, Balasubramanian V. Review of adult tracheomalacia
and its relationship with chronic obstructive
pulmonary disease. Curr Opin Pulm Med 2009; 15:
113-9. [CrossRef]
7. Murgu SD, Colt HG. Treatment of adult tracheobronchomalacia
and excessive dynamic airway collapse: an
update. Treat Respir Med 2006; 5: 103-15. [CrossRef]
8. Carden KA, Boiselle PM, Waltz DA, Ernst A.
Tracheomalacia and tracheobronchomalacia in children
and adults: an in-depth review. Chest 2005; 127:984-
1005. [CrossRef]
9. Thornton RH, Gordon RL, Kerlan RK, LaBerge JM, Wilson
MW, Wolanske KA, et al. Outcomes of tracheobronchial
stent placement for benign disease. Radiology 2006;
240:273-82. [CrossRef]
10. Ernst A, Majid A, Feller-Kopman D, Guerrero J, Boiselle
P, Loring SH, et al. Airway stabilization with silicon stents
for treating adult tracheobronchomalacia: a prospective
observational study. Chest 2007; 132:609-16.
11. Cho JH, Kim H, Kim J. External tracheal stabilization
technique for acquired tracheomalacia using a tailored
silicone tube. Ann Thorac Surg 2012; 94:1356-8.
[CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 223

Respir Case Rep 2016;5(3):224-226 DOI: 10.5505/respircase.2016.50570
OLGU SUNUMU
CASE REPORT
Derya Aydın 1 , Nesrin Yaman 1 , Öznur Tiryaki Aydoğan 1 , Erdoğan Bülbül 2 , İsmail Engin Uzgören 3 ,
Gökhan Aydın 4
RESPIRATORY CASE REPORTS
Trakeobronkopatia osteokondroplastika, trakea ve
major bronşları tutan ve nadir görülen benign bir
bozukluktur. Bu yazıda trakeobronkopatia osteokondroplastika
tanılı bir olgu sunulmuştur. Atipik göğüs ve
sırt ağrısı ile başvuran hastaya çekilen toraks bilgisayarlı
tomografide trakea ve her iki ana bronşta mukozada
düzensizlik ve polipoid lezyon izlendi. Yapılan
fleksibl bronkoskopide, sert ve vaskülaritesi artmış
polipoid lezyonlar yoğun şekilde izlendi. Alınan biyopsi
sonucu trakeobronkopati osteokondroplastika
olarak geldi.
Anahtar Sözcükler: Trakeobronkopatia Osteokondroplastika,
Fiberoptik Bronkoskopi, Patoloji.
Trakeobronkopatia osteokondroplastika (TO),
büyük havayollarını tutan trakeobronşiyal ağacın
lümenine uzanan etiyolojisi tam olarak bilinmeyen,
yavaş ilerleyen, submukozal yerleşimli çok sayıda
kemik ve kıkırdak dokusu içeren nodüllerle karakterize
nadir görülen bir bozukluktur (1). Trakeanın
Tracheobronchopatia osteocondroplastica is rare
benign disorder at trachea and major bronchi. Herein,
we present a case of tracheobronchopatia osteocondroplastica.
Physical examination revealed atypical
chest and back pain. Thoracic computed tomography
of the trachea and both of main bronchi
showed bronchial mucosal irregularity and polypoid
lesions. Increased vascularity hard and polypoid
lesions were observed intensively in fiberoptic bronchoscopy.
Biopsy results were reported as tracheobronchopatia
osteocondroplastica.
Key words: Tracheobronchopathia Osteochondroplastica,
Fiberoptic Bronchoscopy, Patology.
posterior membranöz kısmı tipik olarak tutulmaz
(2).
Amacımız, atipik şikâyetler ile rastlantısal olarak
radyolojik, patolojik ve bronkoskopik incelemeler
ile tanı koyduğumuz bir trakeobronkopatia osteokondroplastika
olgusunu sunmaktır.
1 Balıkesir Göğüs Hastalıkları Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği,
Balıkesir
2 Balıkesir Devlet Hastanesi, Radyoloji Kliniği, Balıkesir
3 Özel Patoloji Laboratuvar, Balıkesir
4 Balıkesir Devlet Hastanesi, Kardiyoloji Bölümü, Balıkesir
1 Department of Chest Diseases, Balıkesir Chest Disease
Hospital, Balıkesir, Turkey
2 Department of Radiology, Balıkesir State Hospital, Balıkesir,
Turkey
3 Patology Laboratory, Balıkesir, Turkey
4 Department of Cardiology, Balıkesir State Hospital, Balıkesir,
Turkey
Başvuru tarihi (Submitted): 19.02.2016 Kabul tarihi (Accepted): 06.04.2016
İletişim (Correspondence): Derya Aydın, Balıkesir Göğüs Hastalıkları Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Balıkesir
e-mail: drderyacelebi@gmail.com
224

Respiratory Case Reports
OLGU
Elli iki yaşında erkek hasta, iki yıldır olan atipik göğüs
ağrısı ve sırt ağrısı nedeni ile poliklinikte değerlendirildi.
Özgeçmişinde 20 yıl demir işinde çalışma ve 5 paket/yıl
sigara kullanımı mevcuttu. Fiziki muayenesinde, akciğer
ve diğer sistem muayeneleri normal idi. Laboratuvar tetkikleri
normal olarak saptandı. Solunum fonksiyon testinde
hafif düzeyde obstrüksiyon vardı ve reverzibilite pozitif
idi. Akciğer grafisinde patoloji saptanmadı. Çekilen toraks
bilgisayarlı tomografisinde trakea ve her iki ana
bronşta belirgin düzensizlik ve polipoid lezyonlar izlendi
(Şekil 1). Bronkoskopik incelemesinde, kord vokallerden
hemen sonra trakea ön ve yan duvarlarında karinaya
kadar devam eden çok sayıda beyaz renkte düzensiz
nodüler lezyonlar saptandı (Şekil 2). Alınan biyopside
düzenli mukoza, submukozada düzenli kalsifiye olmamış
matür kemik adacıkları izlendi. Hastaya radyolojik ve
bronkoskopik bulgular eşliğinde histopatolojik olarak TO
tanısı kondu (Şekil 3).
Şekil 1: Toraks BT mediasten kesitinde, trakea duvarında yaygın kondral
kalsifikasyonlar.
Şekil 2: Fiberoptik bronkoskopik incelemede, lateral ve anterior trakel
duvarda multipl, mukozadan kabarık, nodüler lezyonlar.
Şekil 3: Düzenli mukoza ve submukozada kemik dokusu (H&E, üsteki
X100, alttaki X400).
TARTIŞMA
İlk kez 1855’te Rokitansky, 1856’da Luschka ve 1857’de
Wilks tarafından otopsi yapılan bir hastada görülmesi
üzerine tanımlanmıştır (1). Olguların çoğunda spesifik
yakınma olmadığı için tanı önceleri, otopsi ve bronkoskopi
ile konulurken bilgisayarlı tomografi ile birlikte rastlantısal
tanı koyma artmıştı (3). TO, bronkoskopide 1:125 ila
1:6000, otopside 1:400 ile 3:1000 oranında saptanmıştır
(1,3). Ülkemizde Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları Hastanesinde
yapılan 20 bin üzerindeki bronkoskopide üç
olgu, İzmir Dr. Suat Eren Göğüs hastalıkları hastanesinde
yapılan 30 binin üzerindeki bronkoskopide toplam beş
olgu saptandığı bildirilmiştir (4). Bizim merkezimizde de
yıllık ortalama 300 bronkoskopi yapılmakta ve olgumuz
son üç yıl içinde görülen tek TO olgusuydu.
Genellikle 50 yaşın üzerindeki erkeklerde, kadınlara göre
üç kat daha sık görülür. TO’nun etiyolojisi tam olarak
belli değildir. Hastalarda kalsiyum metabolizması normaldir
ve hastalığın tanısal veya takip amaçlı bir biyolojik
belirteci bulunmamaktadır (5). Konjenital deformite, kronik
infeksiyon, kimyasal veya mekanik irritasyon, metabolik
ve dejeneratif bozukluklar, primer trakeobronşiyal
amiloidoz neden olarak gösterilmiş, fakat hiçbiri kesin
olarak ispatlanamamıştır (6). Bizim olgumuz da 50 yaşın
üzerinde ve etyolojik olarak düşünülebilecek uzun süreli
demir tozuna maruziyeti mevcuttu. Ayrıca kalsiyum metabolizması
ile ilgili bozukluk da saptanmadı.
Olgular genellikle asemptomatiktir fakat semptomatik
olduğunda en sık nefes darlığı, ses kısıklığı, prodüktif
öksürük, tekrarlayan pulmoner infeksiyonlar ve hemoptizi
görülür (7). Olgumuzda da semptomlar atipik olarak
gözlenmişti.
Olguların çoğu pulmoner patolojilerin değerlendirilmesi
için yapılan bilgisayarlı tomografi ve bronkoskopi gibi
tetkikler sırasında tesadüfen tanı alırlar. Bronkoskopi ile
elde edilen biyopsi materyalinin histopatolojik olarak
incelenmesiyle kesin tanı konur. Akciğer grafisi çoğunlukla
normal izlenir. Tomografide trakea arka duvarını tutmayan
lümene doğru uzanan submukozal nodüler lezyonlar
izlenir. Bronkoskopide trakeanın 2/3 alt bölümünde
arka duvarı tutmayan, ön ve yan duvarları tutan, beyaz
renkli, düzensiz, oldukça sert, çok sayıda nodüller görülmektedir
(6). Bizim olgumuzda da akciğer grafisi normal
olup çekilen bilgisayarlı tomografide trakea ve her iki ana
bronşta belirgin düzensizlik ve polipoid lezyonlar izlendi.
Bronkoskopide kord vokallerden hemen sonra trakea ön
ve yan duvarlarında karinaya kadar devam eden çok
sayıda beyaz renkte düzensiz nodüler lezyonlar saptandı.
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 225

Trakeobronkopati Osteokondroplastika Olgusu | Aydın ve ark.
Ayırıcı tanıda, amiloidoz, endobronşial sarkoidoz, kalsifik
tüberküloz, papillomatozis, tekrarlayan polikondrit ve
Wegener granülomatozisi gibi hastalıklar düşünülebilir (4).
TO olgularında yakınmalara yönelik konservatif tedavi
yöntemleri uygulanır. Hava yolu obstrüksiyonu gelişen
olgularda stent yerleştirme, lazer ve kriyoterapi gibi bronkoskopik
tedavi yöntemleri, radioterapi ve cerrahi rezeksiyon
gibi yöntemler önerilmektedir. Hastalığın spesifik bir
tedavisi yoktur (7-9).
Sonuç olarak, TO nadir görülen bir hastalık olup, karakteristik
BT bulgularının ve bronkoskopik görünümünün
bilinmesi, trakeobronşiyal ağaçta, kalsifikasyon ve stenoz
oluşturacak amiloidoz, sarkoidoz, Wegener granülomatozisi
gibi hastalıkların ayırıcı tanısında yararlı olacaktır
Giderek yaygınlaşan fiberoptik bronkoskopi ve BT’nin
kullanımının artması, rastlantısal tanıya ulaşmayı kolaylaştırmaktadır.
BT ile her zaman tanı konulamayabilir fakat
bronkoskopi ve patoloji bu tür şikâyetleri olan hastalarda
tanı koydurucudur.
ÇIKAR ÇATIŞMASI
Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.
YAZAR KATKILARI
Fikir - D.A., N.Y., Ö.T.A., E.B., İ.E.U., G.A.; Tasarım ve
Dizayn - D.A., N.Y., Ö.T.A., E.B., İ.E.U., G.A.; Denetleme
- D.A., N.Y., Ö.T.A., E.B., İ.E.U., G.A.; Kaynaklar -
D.A., G.A.; Malzemeler - D.A., G.A.; Veri Toplama
ve/veya İşleme - D.A., G.A.; Analiz ve/veya Yorum - D.A.,
G.A.; Literatür Taraması - D.A., G.A.; Yazıyı Yazan - D.A.;
Eleştirel İnceleme - D.A.
KAYNAKLAR
1. Baha A, Körlü T, Köktürk N, Türktaş H. Tracheobronchopatia
ostecondroplastica: two cases studies. Respir Case
Rep 2014; 3:1-5. [CrossRef]
2. Leske V, Lazor R, Coetmeur D, Crestani B, Chatté G,
Cordier JF. Tracheobronchopathia osteochondroplastica:
a study of 41 patients. Medicine (Baltimore) 2001;
80:378-90. [CrossRef]
3. Öztürk E, Çeven Z, Çakmak V, Karabulut N. Trakeobronkopatia
osteokondroplastika: Bilgisayarlı tomografi ve
sanal endoskopi bulguları. Pam Tıp Derg 2009; 2:143-5.
4. Göçmen R, Yeşilkaya Y, Topçuoğlu M. Tracheobronchopathia
osteochondroplastica: MDCT Findings. J Clin
Anal Med 2013; 4:168-9.
5. Gürsu S, Tarcan O, Küpeli E, Bulut Ş. Açık kalp ameliyatı
sonrası beklenmedik bir atelektazi olgusu: Trakeobronkopati
osteokondroplastika. Yeni Tıp Dergisi 2008;
25:43-5.
6. Baran A, Güngör S, Ünver E, Yılmaz A. Tracheobronchopathia
osteochondroplastica: A case report. Tüberküloz
ve Toraks Dergisi 2004; 52:183-5.
7. Ekinci HG, Kavas M, Öngel E, Hacıömeroğlu Ö, Burunsuzoğlu
B, Özel Y ve ark. Trakeobronchopathia osteochondroplastica.
Respir Case Rep 2012; 1:33-6.
[CrossRef]
8. Tuncer LY, Saltürk C, Damadoğlu E, Sulu E, Öz E, Köroğlu
E ve ark. Trakeobronkopatia osteokondroplastika:
bir olgu nedeniyle. Akciğer 2007; 13:104-8.
9. Ortaköylü G, Gençoğlu A, Tuncay E, Akbulut S, Çağlar E,
Yılmazbayhan D ve ark. Bir olgu nedeniyle trakeobronkopatia
osteokondroplastika. Solunum Hastalıkları 2001;
12:154-7.
226 www.respircase.com

Respir Case Rep 2016;5(3):227-228 DOI: 10.5505/respircase.2016.33043
LETTER TO EDITOR
EDİTÖRE MEKTUP
RESPIRATORY CASE REPORTS
To The Editor,
Intradural and intramedullary spinal cord metastases
are rare in squamous cell lung cancer. Herein,
we present a case with squamous cell lung cancer
developed intramedullary spinal cord metastasis.
A-61-year old man with a history of lung cancer
was admitted to our emergency service with a sudden-onset
of paraplegia. Cerebral, thoracic, and
lumbar magnetic resonance imaging (MRI) was
performed due to neurological complaints. Intradural
and, intramedullary spinal metastasis was
demonstrated at T1A, T2A weighted sagittal images
in thoracic region, with leptomeningeal involvement
(Figure 1). There was no pathological
change in cerebral MRI. Lung squamous cell carcinoma
was diagnosed with bronchoscopy five
months before emergency admission (Figure 2).
Urgent radiotherapy was planned for the treatment.
disease, following the lung and the liver and the
most common osseous site. Approximately 60 to
70% of patients with systemic cancer have spinal
metastasis. Fortunately, only 10% of these patients
are symptomatic (1,2). Intramedullary spinal cord
metastasis compromises only 1 to 3% of all intramedullary
spinal cord neoplasms (3). In our case, only
intradural and, intramedullary metastases with leptomeningeal
involvement were observed and, there
were no metastases findings in the other parts of the
body. Metastatic intramedullary spinal cord tumors
may cause pain, sensory disturbance, weakness, and
sphincter dysfunction due to edema, distortion and
compression of the spinal cord parenchyma (3).
Despite deterioration of neurological status is relatively
rapid within a period of days to weeks in intra
spinal cord metastases, symptoms typically present a
slow progression in primary intramedullary tumors
(3). Sudden paraplegia and, sphincter dysfunction
occurred in days in our case.
227
Figure 1: Intradural and, intramedullary spinal metastases
demonstrated at T1A, weighted sagittal images in thoracic
region MRI
Metastases to the spine can involve the bone, epidural
space, leptomeninges, and spinal cord. The
spine is the third most common site for metastatic
Figure 2: Axial chest CT images showing a large heterogeneous
hypodense, well-defined peripheral lung mass with small areas of
cavitation in the left lower lobe
In conclusion, despite to the low metastasis rate of
lung cancer in spinal cord, intramedullary metastasis
should be kept in mind in patients with neurological

Respiratory Case Reports
deterioration. Of note, imaging studies play an important
role in the diagnosis of spinal metastasis.
Tahir Taha Bekçi 1 , Ramazan Koylu 2 ,
Mustafa Çalık 3 , Süleyman Baktık 4 , Saniye
Göknil Çalık 2
1 Department of Pulmonary Medicine, Konya Education and
Research Hospital, Konya, Turkey
2 Department of Emergency Medicine, Konya Education and
Research Hospital, Konya, Turkey
3 Department of Thoracic Surgery, Konya Education and
Research Hospital, Konya, Turkey
4 Department of Radiology, Konya Education and Research
Hospital, Konya, Turkey
Correspondence (İletişim): Mustafa Çalık, Department of
Thoracic Surgery, Konya Education and Research Hospital,
Konya, Turkey
e-mail: drmcalik@hotmail.com
CONFLICTS OF INTEREST
None declared.
AUTHOR CONTRIBUTIONS
Concept - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Planning
and Design - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Supervision
- T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Funding
- T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Materials - T.T.B., M.Ç.,
S.G.Ç.; Data Collection and/or Processing - T.T.B.,
M.Ç., S.G.Ç.; Analysis and/or Interpretation - T.T.B.,
M.Ç., S.G.Ç.; Literature Review - T.T.B., M.Ç.,
S.G.Ç.; Writing - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Critical Review
- T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.
YAZAR KATKILARI
Fikir - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Tasarım ve
Dizayn - T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Denetleme
- T.T.B., R.K., M.Ç., S.B., S.G.Ç.; Kaynaklar - T.T.B.,
M.Ç., S.G.Ç.; Malzemeler - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.;
Veri Toplama ve/veya İşleme - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.;
Analiz ve/veya Yorum - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Literatür
Taraması - T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Yazıyı Yazan -
T.T.B., M.Ç., S.G.Ç.; Eleştirel İnceleme - T.T.B.,
M.Ç., S.G.Ç.
REFERENCES:
1. Shah LM, Salzman KL. Imaging of spinal metastatic
disease. Int J Surg Oncol 2011; 2011:769753.
[CrossRef]
2. Witham TF, Khavkin YA, Gallia GL, Wolinsky JP,
Gokaslan ZL. Surgery insight: current management of
epidural spinal cord compression from metastatic
spine disease. Nat Clin Pract Neurol 2006; 2:87-94.
[CrossRef]
3. Klimo P Jr, Schmidt MH. Surgical management of
spinal metastases. Oncologist 2004; 9:188-96.
[CrossRef]
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 228

Respir Case Rep 2016;5(3):229-230
AUTHOR INDEX
YAZAR İNDEKSİ
RESPIRATORY CASE REPORTS
229
Abdulkadir Yasir Bahar
Abdurrahman Şenyiğit
Adem Karataş
Ahmet Arısoy
Ahmet Beyaz
Ahmet Erbey
Ahmet Sami Bayram
Ahmet Ursavaş
Akın Öztürk
Aleksandar Sikole
Ali Bırak
Ali Metin Görgüner
Alper Avcı
Alper Gündoğan
Aslıhan Ak
Atalay Şahin
Atilla Durkan
Aydanur Ekici
Aydın Balcı
Aydın Çiledağ
Aydın Yılmaz
Ayşe Bahadır
Ayşe Özsöz
Ayşegül Şentürk
Ayşın Kısabay
Aziz Gümüş
Bahar Kurt
Bayram Metin
Belma Akbaba Bağcı
Berna Devrim Yağbasan
Beyhan Çakar
Bilge Oktan
Binnaz Zeynep Yıldırım
Burak Gül
Burcu Özdemir
Burçin Çelik
Bülent Öztürk
Canan Cimsit
Canan Doğan
Celal Buğra Sezen
Celaletdin Camcı
Celalettin Kocatürk
Cemal Özçelik
Cengiz Özdemir
Cuyan Demirkesen
Çetin Atasoy
Çiğdem Biber
Demet Arslan
Derya Aydın
Dilek Ernam
Dilek Seçkin
Ebru Şengül Parlak
Ebru Taştekin
Efsun Gonca Uğur Chouseın
Elif Babaoğlu
Elif Tanrıverdio
Elif Yıldırım
Emel Aslan
Emel Bulcun
Emel Çağlar
Emel Eryüksel
Emine Aksoy
Eray Alper
Erdoğan Bülbül
Erdoğan Çetinkaya
Ergün Uçar
Erhan Oğur
Erkan Akar
Erol Kılıç
Ersin Günay
Esra Erdemir
Mediha Gönenç Ortaköylü
Mehmet Akif Özgül
Mehmet Aydoğan
Mehmet Ekici
Mehmet Emin Kalender
Mehmet Hakan Bilgin
Mehmet Karadağ
Mehmet Nail Kandemir
Mehmet Ünlü
Melike Batum
Melike Demir
Menduh Oruç
Merih Gül
Merve Hatun Sarıcam
Merve Yumrukuz
Mevlüt Karataş
Muharrem Çakmak
Muharrem Özkaya
Murat Türk
Mustafa Çalık
Mustafa Çörtük
Mustafa Hikmet Özhan
Muzaffer Sarıaydın

Respiratory Case Reports
Naciye Arda
Nagihan Durmuş Koçak
Nesime Günal
Nesrin Yaman
Nilgün Yılmaz Demirci
Nur Soyer
Nurhan Atilla
Nuri Cagatay Cimsit
Oğuz Aktaş
Ömer Yerci
Özlem Erçen Diken
Özlem Özdemir Kumbasar
Öznur Tiryaki Aydoğan
Pakize Sucu
Petar Jovan Avramovski
Pınar Atagün Güney
Pınar Çelik
Pınar Ergün
Ramazan Koylu
Recep Bedir
Refik Ülkü
Sakine Yılmaz Öztürk
Sami Deniz
Saniye Göknil Çalık
Seçil Demir
Seda Tural Önür
Sedat Çağlı
Selami Ekin
Selim Erkan Akdemir
Serap Argun Barış
Serap Duru
Sercan Şimsek
Serdar Onat
Sevinç Sarınç Ulaşlı
Sibel Boğa
Sibel Doruk
Sinem Ağca Altunbey
Sinem Güngör
Sinem İliaz
Sinem Kantarcıoğlu Coşkun
Sinem Nedime Sökücü
Sinem Oğuz
Songül Özyurt
Suat Gezer
Süleyman Baktık
Süleyman Emre Akın
Süreyya Yılmaz
Şehnaz Olgun
Şemi Atilla
Şerife Seçil Karabulut
Taha Tahir Bekçi
Taşkın Erkinüresin
Thierry Sibomona
Timur Pırıldar
Tuğba Önalan
Tuğba Önyılmaz
Tülay Kıvanç
Tülay Kuş
Tülin Sevim
Ufuk Turhan
Umut Kuver
Ülkü Aka Aktürk
Ülkü Yılmaz
Ünal Şahin
Yaşar Ünlü
Yekta Altemur Karamustafaoğlu
Yıldırım Karslıoğlu
Yurdanur Erdoğan
Zülal Özbolat
Cilt - Vol. 5 Sayı - No. 3 230

Respir Case Rep 2016;5(3):231
THANKS
TEŞEKKÜR
RESPIRATORY CASE REPORTS
Abdullah Çetin Tanrıkulu
Abdurrahman Şenyiğit
Adem Güngör
Adnan Yılmaz
Ahmet Erbaycu
Ahmet Ursavaş
Akın Yıldızhan
Akif Turna
Ali Acar
Ali Nihat Annakkaya
Ali Arıcan
Ali Çelik
Ali Kutlu
Ali Özdülger
Arzu Ertürk
Attila Saygı
Aydanur Ekici
Aydın Çiledağ
Aylin Babalık
Ayşegül Şentürk
Bahar Ulubaş
Baykal Tülek
Benan Çağlayan
Berna Eren Kömürcüoğlu
Büge Öz
Bülent Altınsoy
Bülent Arman
Bülent Koçer
Cansel Atinkaya Ozturk
Canturk Tasci
Cenk Kıraklı
Cüneyt Kurul
Çağatay Tezel
Deniz Köksal
Dilaver Demirel
Dilaver Taş
Dilek Yılmazbayhan
Ebru Çakır Edis
Ege Güleç Balbay
Elif Yılmazel Uçar
Emel Ceylan
Ersin Demirer
Ersin Öztürk
Fatih Candaş
Fikret Kanat
Funda Coşkun
Funda Öztuna
Gündeniz Altıay
Hakan Aytan
Hakan Çermik
Hakkı Ulutaş
Hatice Türker
Ilgaz Doğusoy
İbrahim Akkurt
İbrahim Arda Yılmaz
İrfan Yalçınkaya
İsmail Savaş
Levent Alpay
Levent Cansever
Levent Dalar
Levent Elbeyli
Levent Görenek
Leyla Sağlam
Mediha Gönenç Ortaköylü
Mehmet İncedayı
Mehmet Oğuz Köksel
Mehmet Ünlü
Mukadder Çalıkoğlu
M. Kutlu Çelenk
Mustafa Erelel
Nuri Tutar
Ogün Sezer
Oğuz Uzun
Orhan Yücel
Öner Balbay
Pınar Çelik
Rabia Arpacı
Rajendra Prasad Takhar
Sedat Demircan
Servet Kayhan
Sezai Çubuk
Sibel Özkurt
Sibel Yurt
Tayfun Çalışkan
Tülin Kuyucu
Vedat Turhan
Veysel Yılmaz
Yurdanur Erdoğan
Zafer Küçükodacı
231

eISSN2147-2475