13.03.2017 Views

Respircase Cilt: 4 - Sayı: 3 Yıl: 2015

You also want an ePaper? Increase the reach of your titles

YUMPU automatically turns print PDFs into web optimized ePapers that Google loves.

Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):143-146 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.98704<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Gülbanu Horzum Ekinci 1 , Sinem Güngör 1 , Ayşe Ersev 2 , Esen Akkaya 1 , Osman Hacıömeroğlu 1 ,<br />

Adnan <strong>Yıl</strong>maz 1<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Pulmonary granular cell tumors are rare lesions, with<br />

approximately 100 reported cases in the literature.<br />

We present a case of pulmonary granular cell tumor.<br />

A 21-year-old female was admitted to our hospital<br />

with a long history of chronic coughing. The computed<br />

tomography scan of the thorax showed an infiltrate<br />

in the anterior segment of the right lower lobe.<br />

The flexible bronchoscopy revealed infiltration at the<br />

entrance of the right lower lobe bronchus. The bronchoscopic<br />

biopsy revealed the diagnosis of granular<br />

cell tumor. She underwent a right lower lobectomy.<br />

Forty-two months after surgery, the patient remains<br />

disease-free and there has been no recurrence of the<br />

tumor.<br />

Key words: Granular cell tumor, bronchus, bronchoscopy,<br />

surgery.<br />

Granular cell tumors (GCTs) are uncommon neoplasms<br />

that usually exhibit benign behavior (1).<br />

These tumors have been reported in various sites,<br />

but are more commonly found in the skin, subcutaneous<br />

tissue, tongue, oral mucosa, and breast<br />

(2). Occurrence in the lung is rare, and accounts<br />

Pulmoner granüler hücreli tümörler, literatürde yayınlanmış<br />

yaklaşık 100 olgu ile nadir lezyonlardır. Bir<br />

pulmoner granüler hücreli tümör olgusunu sunuyoruz.<br />

Yirmi bir yaşında kadın hasta uzun süredir devam<br />

eden kronik öksürük yakınması ile hastanemize başvurdu.<br />

Bilgisayarlı toraks tomografisi sağ alt lobda<br />

infiltrasyon gösteriyordu. Fiberoptik bronkoskopide<br />

sağ alt lob girişinde infiltrasyon saptandı. Bronkoskopik<br />

biyopsi ile granüler hücreli tümör tanısı elde edildi.<br />

Hastaya sağ alt lobektomi yapıldı. Ameliyattan 42<br />

ay sonra yapılan kontrolde rekürrens yoktu.<br />

Anahtar Sözcükler: Granüler hücreli tümör, bronş,<br />

bronkoskopi, cerrahi.<br />

for only 6 % to 10 % of all GCTs (3). GCTs of the<br />

lung can present as an endobronchial or parenchymal<br />

lesion (1,4). Most endobronchial lesions<br />

are found in the trachea and central bronchi (5).<br />

We present a case of endobronchial granular cell<br />

tumor arising in the right lower lobe bronchus.<br />

1 Department of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases and<br />

Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey<br />

2 Department of Pathology, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic<br />

Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey<br />

1 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim<br />

ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul<br />

2 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim<br />

ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Bölümü, İstanbul<br />

Submitted (Başvuru tarihi): 23.11.2014 Accepted (Kabul tarihi): 07.01.<strong>2015</strong><br />

Correspondence (İletişim): Gülbanu Horzum Ekinci, Department of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic<br />

Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey<br />

e-mail: gulbanuh@hotmail.com<br />

143


Respiratory Case Reports<br />

CASE<br />

A 21-year-old Turkish woman was admitted to our hospital<br />

with a history of chronic cough for several months. She<br />

was a nonsmoker with history of asthma treated with<br />

salmeterol/fluticasone propionate combination and salbutamol.<br />

Her chest x-ray was normal. The physical examination<br />

was unremarkable. The routine laboratory tests<br />

were within normal limits. The computed tomography<br />

scan of the thorax showed an infiltrate in the anterior<br />

segment of the right lower lobe (Figure 1). Flexible bronchoscopy<br />

revealed mucosal infiltration at the entrance of<br />

the right lower lobe bronchus (Figure 2). Bronchoscopic<br />

biopsies indicated a granular cell tumor. Spirometry was<br />

within normal limits. She underwent a right lower lobectomy<br />

of the lung and lymph node dissection via right<br />

posterolateral thoracotomy through the 5th intercostal<br />

space. Frozen examination showed that operation margins<br />

were normal and the patient was discharged from<br />

hospital after seven days without any further complications.<br />

Microscopic examination showed nests and sheets<br />

of plump, and round to polyhedral cells, underneath the<br />

bronchial epithelium. The cytoplasm of the tumor cells<br />

was eosinophilic, abundant and granular. The nuclei<br />

were centrally located small, and dark. No necrosis, pleomorphism<br />

or mitotic figures were seen. The overlying<br />

respiratory epithelium was hyperplastic and chronic inflammatory<br />

cells were seen throughout (Figure 3 and 4).<br />

All dissected lymph nodes were tumor-free. Immunohistochemical<br />

staining for S-100 protein was strongly positive<br />

in the tumor cells. The tumor cells did not stain for carcinoembryonic<br />

antigen, pancytokeratin, CD-68, and synaptophysin.<br />

The lesion was diagnosed as a GCT, based<br />

on the histological findings and results of an immunohistochemical<br />

panel. Forty-two months after surgery, the<br />

patient remained disease-free without any progression.<br />

Figure 2: Flexible bronchoscopy shows mucosal infiltration at the entrance<br />

of the right lower lobe bronchus<br />

Figure 3: Tumor mass with indefinite borders underneath the bronchiolar<br />

epithelium (HE x 4)<br />

Figure 4: Round to polyhedral cells; eosinophilic granular cytoplasm,<br />

small dark nuclei (HE x 40)<br />

Figure 1: The computed tomography scan of the thorax shows an<br />

infiltrate in the anterior segment of the right lower lobe<br />

DISCUSSION<br />

GCT was first described by Abrikossoff in 1926. Since it<br />

was thought to arise from myoblasts, its earlier name was<br />

granular cell myoblastoma. Recent electron microscopic<br />

and immunohistochemical studies suggest a neurogenic<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 144


Endobronchial Granular Cell Tumor | Horzum Ekinci et al.<br />

origin from Schwann cells. Thus, the term ‘granular cell<br />

tumor’ was introduced (1,3). GCTs can occur in almost<br />

any organ, but they are most frequent in the skin, subcutaneous<br />

tissue, tongue, oral mucosa, and breast (2).<br />

However, GCT of the lung is rare and accounts for only<br />

6 % to 10 % of all GCTs (1,3). Since the first case of<br />

GCT from the trachea and bronchus was reported in the<br />

late 1930s, approximately 100 cases of pulmonary GCT<br />

have been reported in the English literature (1,6).<br />

Pulmonary GCTs are generally endobronchial but sometimes<br />

they can be located peripherally. Approximately<br />

90 % of these tumors are endobronchial in location and<br />

they are usually found in the trachea and central bronchi,<br />

down to the segmental level, as in the present case<br />

(1,3,5). Pulmonary GCTs are mostly seen in patients<br />

between 30 and 50 years old, but it can be diagnosed at<br />

any age (1,7). Several reports indicated that there was no<br />

sex predilection in the incidence (1,2,5,7). Approximately<br />

one-half of pulmonary GCT patients are asymptomatic at<br />

the presentation and the tumor is discovered as incidental<br />

radiologic, bronchoscopic, or operative findings (1,7,8).<br />

Remaining patients may present with respiratory symptoms<br />

such as cough, dyspnea, hemoptysis, and stridor,<br />

and symptoms are related to the location and size of the<br />

tumor (1,5,7,9). A chronic cough was only symptom in<br />

the present case. Chest x-ray may be normal, as was in<br />

our case. It may also present with pulmonary infiltrate,<br />

atelectasis, or visible tumors (7,8). At the bronchoscopy<br />

the tumor has usually been described as a solitary endobronchial<br />

mass. However, it may also resemble an infiltrating<br />

carcinoma (8). Definitive diagnosis of these tumors<br />

is often provided by bronchoscopy because of the proximal<br />

airway location (1,2,7). In our case, flexible bronchoscopic<br />

examination revealed infiltration in the right lower<br />

lobe, and pathologic diagnosis of the GCT was established<br />

by bronchoscopic biopsy.<br />

Although GCTs generally exhibit benign behavior, malignant<br />

degeneration occurs in 1-3 % of all GCTs (5). Jiang<br />

et al. (10) reported a case of pulmonary malignant granular<br />

cell tumor. Up to 13 % of pulmonary GCTs have<br />

been reported to coexist with other malignancies, most<br />

commonly with lung carcinoma (3,6). It is known that<br />

pulmonary GCT has an infiltrative nature. These tumors<br />

may invade the full-thickness of the bronchial wall and<br />

infiltrate into the peribronchial tissue (7-9). Peribronchial<br />

tissue extension is present in 40 % of pulmonary GCTs (7).<br />

Recurrent disease has been reported in patients with pulmonary<br />

GCTs after treatment (1,7). Adequate treatment<br />

strategies for this tumor remain controversial (1). GCTs<br />

fail to respond to radiotherapy and chemotherapy (5).<br />

Current therapeutic options include endobronchial therapy<br />

and surgical resection (1,2,5-9). It has been reported<br />

that bronchoscopic treatment of GCT may be attempted<br />

as the first approach for intraluminal tumors, with no<br />

recurrence (2). van der Maten et al. (9) suggested that<br />

endobronchial therapy was the primary treatment for<br />

endobronchial GCT. However, Hernandez et al. (8) reported<br />

that the incidence of recurrence was high after<br />

bronchoscopic treatment. It has been advocated that for<br />

tumors of less than 8 mm endobroscopic removal is more<br />

appropriate (1,7,8). Tumors of 8-10 mm or larger are<br />

more likely to infiltrate through the bronchial wall (7).<br />

Thus, these lesions should be surgically removed (7,9).<br />

According to Kim et al. (1), adequate surgical removal<br />

should be the preferred treatment option for all patients<br />

among whom GCTs are amenable to surgical resection.<br />

They consider that a surgical resection is associated with<br />

a lower incidence of recurrence and long disease-free<br />

survival. Of 20 surgically treated patients with long term<br />

follow up (range 4 months to 12 years), only one was<br />

reported to have had symptomatic recurrence (8). Our<br />

patient underwent lobectomy and, forty-two months after<br />

surgery, the patient remained disease-free.<br />

In conclusion, pulmonary GCTs are rare lesions. Bronchoscopy<br />

and biopsies often provide a definitive diagnosis<br />

of these tumors. GCTs generally exhibit benign behavior.<br />

The patients have an excellent prognosis with a lower<br />

incidence of recurrence and long disease-free survival<br />

after surgical resection.<br />

CONFLICTS OF INTEREST<br />

None declared.<br />

AUTHOR CONTRIBUTIONS<br />

Concept - G.H.E., S.G., A.E., E.A., O.H., A.Y.; Planning<br />

and Design - G.H.E., S.G., A.E., E.A., O.H., A.Y.; Supervision<br />

- G.H.E., S.G., A.E., E.A., O.H., A.Y.; Funding -<br />

A.Y., O.H., G.H.E.; Materials - S.G., A.Y., E.A.; Data<br />

Collection and/or Processing - G.H.E., A.Y., A.E., O.H.,<br />

E.A., S.G.; Analysis and/or Interpretation - G.H.E., A.Y.,<br />

O.H., E.A., S.G.; Literature Review - S.G., A.Y., G.H.E.,<br />

O.H., A.E.; Writing - A.Y., G.H.E., O.H., S.G.; Critical<br />

Review - A.Y., G.H.E., O.H., S.G.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - G.H.E., S.G., A.E., E.A., O.H., A.Y.; Tasarım ve<br />

Dizayn - G.H.E., S.G., A.E., E.A., O.H., A.Y.; Denetleme<br />

- G.H.E., S.G., A.E., E.A., O.H., A.Y.; Kaynaklar - A.Y.,<br />

145 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

O.H., G.H.E.; Malzemeler - S.G., A.Y., E.A.; Veri Toplama<br />

ve/veya İşleme - G.H.E., A.Y., A.E., O.H., E.A., S.G.;<br />

Analiz ve/veya Yorum - G.H.E., A.Y., O.H., E.A., S.G.;<br />

Literatür Taraması - S.G., A.Y., G.H.E., O.H., A.E.; Yazıyı<br />

Yazan - A.Y., G.H.E., O.H., S.G.; Eleştirel İnceleme -<br />

A.Y., G.H.E., O.H., S.G.<br />

REFERENCES<br />

1. Kim HJ, An S, Kim HR. Primary bronchial granular cell<br />

tumor in an adult male. Korean J Thorac Cardiovasc<br />

Surg 2014; 47:193-6. [CrossRef]<br />

2. van Felius CL, Postmus PE, Beaumont F, Strankinga W,<br />

Teengs J, Sutedja TG. The role bronchoscpic therapy in<br />

bronchial granular cell myoblastoma: presentation of<br />

three cases. Diagn Ther Endosc 1996; 2:223-7.<br />

3. Al-Ghamdi AM, Flint JDA, Muller NL, Stewart KC. Hilar<br />

pulmonary granular cell tumor: a case report and review<br />

of the literature. Ann Diagn Pathol 2000; 4:245-51.<br />

[CrossRef]<br />

4. Husain M, Nguyen GK. Cytopathology of granular-cell<br />

tumor of the lung. Diagn Cytopathol 2000; 23:294-5.<br />

[CrossRef]<br />

5. Meyer MA, Becker JM, Quinones W. Endobronchial granular<br />

cell tumor: a case report. J Radiol Case Rep 2010;<br />

4:29-35. [CrossRef]<br />

6. Cutlan RT, Eltorky M. Pulmonary granular cell tumor<br />

coexisting with bronchogenic carcinoma. Ann Diagn Pathol<br />

2001; 5:74-9. [CrossRef]<br />

7. Deavers M, Guinee D, Koss MN, Travis WD. Granular<br />

cell tumors of the lung. Clinicopathologic study of 20 cases.<br />

Am J Surg Pathol 1995; 19:627-35.<br />

8. Hernandez OG, Haponik EF, Summer WR. Granular cell<br />

tumour of the bronchus: bronchoscopic and clinical features.<br />

Thorax 1986; 41:927-31. [CrossRef]<br />

9. van der Maten J, Blaauwgeers JL, Sutedja TG, Kwa HB,<br />

Postmus PE, Wagenear SS. Granular cell tumors of the<br />

tracheobronchial tree. J Thorac Cardiovasc Surg 2003;<br />

126:740-3. [CrossRef]<br />

10. Jiang M, Anderson T, Nwogu C, Tan D. Pulmonary malignant<br />

granular cell tumor. World J Surg Oncol 2003;<br />

1:22.<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 146


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):147-150 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.50479<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Nalan Ogan 1 , Sümeyye Alparslan Bekir 1 , Mehmet Çoban 2 , Tevfik Kaplan 3 , Ömür Ataoğlu 4 , Meral Gülhan 1<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Akciğer kanseri, dünyada kanser ölümleri arasında ilk<br />

sıralardadır ve tanı anında hastaların yaklaşık %50’<br />

sinde uzak metastaz saptanır. Primeri akciğer kaynaklı<br />

semptomatik kolon metastazı ise çok nadirdir. İmmünohistokimyasal<br />

boyama akciğer kanserinin ayırıcı<br />

tanısında değerlidir. Akciğer adenokarsinomlarında<br />

genellikle sitokeratin-7(CK-7) pozitif, sitokeratin-20<br />

(CK-20) negatif, bunun tam tersi kolorektal adenokanserlerin<br />

akciğer metastazında ise CK-7 negatif,<br />

CK-20 pozitiftir. Gastrointestinal tutulumu olan akciğer<br />

karsinomunun prognozu kötüdür ve ortalama 4-8<br />

haftalık sağkalım süresi mevcuttur. Akciğer kanserli<br />

bir hastada kolonda tümör saptandığında bunun<br />

ikinci primer tümör olma olasılığı durumunun metastazdan<br />

ayırımı hastaların tedavi yaklaşımında önem<br />

taşır.<br />

Anahtar Sözcükler: Akciğer kanseri, kolon metastazı,<br />

immünohistokimyasal boyama.<br />

Akciğer kanseri, en yaygın kanserlerden birisi olmakla<br />

ve çoğu zaman metastatik evrede tanı almakla<br />

beraber primeri akciğer kaynaklı semptomatik<br />

kolon metastazı çok nadirdir. Kolon kanseri<br />

de akciğer kanseri gibi sık görülen bir kanser türü<br />

olduğu için akciğer kanserli bir hastada kolonda<br />

tümör saptandığında bunun ikinci primer tümör<br />

Lung cancer is one of the most common causes of<br />

cancer deaths worldwide and at diagnosis approximately<br />

50% of the patients have distant metastases.<br />

However, symptomatic colon metastasis of primary<br />

lung adenocarcinoma is very rare. Immunohistochemical<br />

staining is valuable in the differential diagnosis<br />

of lung cancer. Lung adenocarcinomas are<br />

generally positive for cytokeratin-7 (CK-7) staining<br />

and negative for cytokeratin-20 (CK-20) staining. On<br />

the other hand, lung metastases of colorectal adenocarcinomas<br />

are generally negative for CK-7 staining<br />

and positive for CK-20 staining. The prognosis of<br />

lung cancer patients with gastrointestinal involvement<br />

is poor and the average survival time is from four to<br />

eight weeks. The differential diagnosis of colorectal<br />

tumors as primary or metastasis, in patients with lung<br />

cancer, is important in terms of treatment strategy.<br />

Key words: Lung cancer, colon metastases, immunohistochemical<br />

staining.<br />

olma olasılığı söz konusudur. Bu durumun metastazdan<br />

ayırımı hastaların tedavi yaklaşımında<br />

önem taşır. Bu makalede immünohistokimyasal<br />

inceleme ile akciğerden kolona metastazı olan bir<br />

olgu sunularak konunun öneminin vurgulanması<br />

amaçlanmıştır.<br />

1 Ufuk Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı,<br />

1 Department of Chest Diseases, Ufuk University Faculty of<br />

Ankara<br />

Medicine, Ankara, Turkey<br />

2 Ufuk Üniversitesi Tıp Fakültesi, Gastroenteroloji Bilim Dalı,<br />

2 Department of Gastroenterology, Ufuk University Faculty of<br />

Ankara<br />

Medicine, Ankara, Turkey<br />

3 Ufuk Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı,<br />

3 Department of Thoracic Surgery, Ufuk University Faculty of<br />

Ankara<br />

Medicine, Ankara, Turkey<br />

4 Mikropat Patoloji Laboratuvarı, Ankara<br />

4 Mikropat Pathology Laboratory, Ankara, Turkey<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 03.12.2014 Kabul tarihi (Accepted): 03.03.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Nalan Ogan, Ufuk Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara<br />

e-mail: nalanogan@gmail.com<br />

147


Respiratory Case Reports<br />

OLGU<br />

Elli dört yaşında erkek hasta, ateş, terleme, karın ağrısı<br />

şikâyetleri ile gastroenteroloji servisine yatırıldı. Dinamik<br />

kontrastlı üst abdomen bilgisayarlı tomografisi (BT) ve<br />

toraks BT anjiografisi’nde karaciğerde multipl hipodens<br />

kitle lezyonları ve akciğerde sol üst lob santral kesimde<br />

damar invazyonu gösteren kitle tespit edildi (Şekil 1a ve<br />

b). Semptomları nedeniyle yapılan kolonoskopide çekumda<br />

mukozal lezyon izlenen hastadan alınan biyopsi sonucu<br />

adenokarsinoma olarak raporlandı (Şekil 2). Ardından<br />

kliniğimizce bronkoskopi önerilen hasta ileri tetkik ve<br />

tedaviyi kabul etmeyerek taburcu oldu. Bir ay sonra karında<br />

şişlik, genel durum bozukluğu şikâyetleri ile göğüs<br />

hastalıkları servisine yatırıldı. Bronkoskopide sol üst lob<br />

girişi mukozası tümör ile infiltre izlendi. Buradan alınan<br />

biyopsi sonucu da adenokarsinoma olarak raporlandı. İki<br />

farklı primer tümör mü yoksa akciğer kanserinin kolon<br />

metastazı mı ayırımını yapmak için patoloji bölümü ile<br />

konsülte edildi. Kolonoskopik biyopsi materyallerinde<br />

kolonda atipik hücrelerden oluşan ve solid alanlar, yer<br />

yer glandüler yapılarla karakterli az diferansiye adenokarsinom<br />

morfolojisi izlenmiştir (Şekil 3a). Bronkoskopik<br />

biyopsi materyalinde de benzer histoloji görülmektedir<br />

(Şekil 3b). İmmünohistokimyasal olarak yapılan çalışmada<br />

her iki tümörde de CK–7 ile immünohistokimyasal<br />

olarak pozitif boyanma, CK–20 ile negatif boyanma saptandı<br />

(Şekil 4a ve b). Diğer immünohistokimyasal boyamalarda<br />

CDX2 ve TTF1 ile boyanma saptanmadı. Müsikarmen<br />

ile yapılan özel boyamada hücrelerin belirgin<br />

müsin içermediği dikkati çekti. Buna göre olgu primer<br />

akciğer adenokarsinomu ve kolon metastazı olarak değerlendirildi.<br />

Tanı anında performans durumu kemoterapi<br />

için uygun olmayan hastamıza sadece semptomatik tedavi<br />

uygulandı ve tanıdan iki ay sonra kaybedildi.<br />

nodları, karaciğer, böbrek üstü bezi, kemik ve beyindir (3-<br />

5). Otopsi serilerinde primer akciğer kanserinin gastrointestinal<br />

metastaz insidansı yaklaşık %4,7–14 arasındadır<br />

(1,2,6). Antler ve ark. (1) yaptığı postmortem çalışmadaki<br />

423 akciğer kanserli hastanın otopsi incelemesinde, özofagus<br />

dâhil 58 gastrointestinal sistem metastazı bulunan<br />

olgu saptamış, kolon tutulumu sadece %5 olarak belirtilmiştir.<br />

Yang ve ark. (7) semptomatik gastrointestinal metastaz<br />

oranını yaklaşık %1,77 olarak bulmuşlardır. Japonya’da<br />

yapılan başka bir otopsi çalışmasında ise, özefagus<br />

hariç gastrointestinal sistem metastazı oranı %1,8 ve kolon<br />

tutulumu sadece %0,5 olarak raporlanmıştır (8). Yine<br />

yapılan bir çalışmada küçük hücreli dışı akciğer kanserinde<br />

ince barsak tutulumu %2–8 oranında saptanmıştır (9).<br />

Kolon metastazlarının yaklaşık 1/3’ü asemptomatiktir.<br />

Sıklıkla ortak semptomlar karın ağrısı, bulantı, kusma,<br />

anemi ve kilo kaybıdır (1,10). Bu bulgular genellikle primer<br />

hastalığın tanısından sonra ortaya çıksa da beraberinde<br />

ya da öncesinde bulunabilir (1,11). Bizim hastamızın<br />

da başvuru şikâyeti karın ağrısıydı.<br />

Şekil 2: Kolonoskopide çekum tabanında eroziv mukoza ile kaplı 3–4<br />

mm büyüklüğünde lezyon.<br />

Şekil 1a, b: Bilgisayarlı toraks tomografisinde sol üst lobda pulmoner<br />

arteri çevrelemiş kitle lezyonu ve multipl mediastinal lenfadenopatiler (a)<br />

ve karaciğerde metastatik lezyonlar (b).<br />

TARTIŞMA<br />

Akciğer kanseri, dünyada kanser ölümleri arasında ilk<br />

sıralardadır ve tanı anında yaklaşık %50’sinde uzak metastaz<br />

saptanır (1,2). En sık akciğer dışı tutulumlar; lenf<br />

İmmunohistokimyasal boyama akciğer kanserinin primer,<br />

sekonder ayırımında değerlidir. TTF-1 primeri metastazdan<br />

ayırmada çok kullanışlıdır çünkü çoğu primer akciğer<br />

adenokarsinomlarında TTF-1 pozitifliği mevcuttur (12,13).<br />

Akciğer adenokarsinomlarında genellikle immünohistokimyasal<br />

olarak CK–7 ile pozitif, CK–20 ile negatif boyanma,<br />

bunun tam tersi kolorektal adenokarsinom metastazında<br />

CK–7 ile negatif, CK–20 ile pozitif boyanma<br />

mevcuttur. (14). CDX2 de gastrointestinal orijinli adenokarsinom<br />

için yüksek spesifik ve sensitif bir belirteçtir ve<br />

primeri akciğer veya GİS tümörler arasındaki ayırımda<br />

kullanılır (15). Bizim hastamızda da CK–7 pozitifliği mevcuttu.<br />

Geniş kapsamlı ve 1972-2004 yılları arasında 525<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 148


Akciğer Adenokarsinomunun Kolona Beklenmeyen Metastazı | Ogan ve ark.<br />

olgunun otopsi raporlarını inceleyen bir çalışmada, gastrointestinal<br />

sistem metastazı ve multipl metastaza en sık<br />

adenokarsinomda rastlanırken, gastrointestinal sisteme en<br />

fazla metastaz %8,1 oranı ile ince barsaklar, %5,1 mide<br />

ve %4,5 oranında kalın barsak olarak saptanmıştır (16).<br />

Yang ve ark. (7) ise, yassı hücreli akciğer karsinomu en<br />

sık rastlanan tip olarak belirlemiştir. Bizim olgumuzdaki<br />

histolojik tip adenokarsinom, tutulum yeri çekumdu. Gastrointestinal<br />

tutulumu olan akciğer karsinomunun prognozu<br />

kötüdür ve ortalama 4–8 haftalık sağkalım süresi mevcuttur<br />

(7,11,17). Akciğer karsinomu tanısı ile gastrointestinal<br />

sistem metastazı arasında geçen süre ortalama<br />

196,2 (0–456) gün, gastrointestinal sistem metastazı<br />

açısından ölüme kadar geçen süre ise ortalama 130 (23-<br />

371) gün olarak bildirilmektedir (7). Biz de hastamızı<br />

yaklaşık iki ay sonra kaybettik. Kolon kanseri de akciğer<br />

kanseri gibi sık görülen bir kanser türü olduğu için akciğer<br />

kanserli bir hastada kolonda tümör saptandığında<br />

bunun ikinci primer tümör olma olasılığı söz konusudur.<br />

Bu durumun metastazdan ayırımı hastaların tedavi yaklaşımında<br />

önem taşır.<br />

cerrahi tedavi düşünülmelidir. Akciğer kanserinden kolona<br />

metastaz nadir görülse de tedavi yaklaşımında olabilecek<br />

önemli farklılık nedeni ile ikinci primer ya da metastaz<br />

ayırımı için ayrıntılı patolojik inceleme yapılması gerekir.<br />

İntestinal metastaz yapan akciğer karsinomu, ortalama<br />

4–8 haftalık sağ kalım süresi ile kötü prognozludur.<br />

Şekil 4a, b: Bronş mukoza biyopsisinde immünohistokimyasal olarak<br />

CK-7 pozitifliği (a) ve çekumdan alınan biyopside immünohistokimyasal<br />

olarak CK-7 pozitifliği (b) (x100).<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

Şekil 3a, b: Kolona infiltre adenokarsinom (a) ve bronş mukozasına<br />

infiltre adenokarsinom (b) (H&E x100).<br />

Sonuç olarak, akciğer kanserine bağlı kolon metastazı<br />

saptanan olgularda öncelikle tedavi yaklaşımı tüm evre IV<br />

hastalarda olduğu gibi sistemik tedavi iken iki farklı tümör<br />

durumunda ayrı ayrı evrelendirilerek uygun olgularda<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - N.O., M.Ç., T.K., Ö.A., M.G., S.A.B.; Tasarım ve<br />

Dizayn - N.O., M.Ç., T.K., Ö.A., M.G., S.A.B.; Denetleme<br />

- N.O., M.Ç., T.K., Ö.A., M.G., S.A.B.; Kaynaklar -;<br />

Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme -; Analiz<br />

ve/veya Yorum - N.O., T.K., M.G.; Literatür Taraması -<br />

N.O., T.K.; Yazıyı Yazan - N.O., T.K.; Eleştirel İnceleme -<br />

N.O., T.K.<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Antler AS, Ough Y, Pitchumoni CS, Davidian M, Thelmo<br />

W. Gastrointestinal metastases from malignant tumors of<br />

the lung. Cancer 1982; 49:170–2. [CrossRef]<br />

149 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

2. Hirasaki S, Suzuki S, Umemura S, Kamei H, Okuda M,<br />

Kudo K. Asymptomatic colonic metastases from primary<br />

squamous cell carcinoma of the lung with a positive fecal<br />

occult blood test. World J Gastroenterol 2008;<br />

14:5481–3. [CrossRef]<br />

3. Lou HZ, Wang CH, Pan HM, Pan Q, Wang J. Colonic<br />

metastases after resection of primary squamous cell carcinoma<br />

of the lung: a case report and literature review.<br />

World J Gastroenterol 2014; 20:5930-4. [CrossRef]<br />

4. Weng MW, Wang HC, Chiou JC, Lin SL, Lai RS. Colonic<br />

metastases from a primary adenocarcinoma of the lung<br />

presenting with acute abdominal pain: a case report.<br />

Kaohsiung J Med Sci 2010; 26:40-4. [CrossRef]<br />

5. <strong>Yıl</strong>maz S, Dursun M, Canoruc F, Bayan K, Büyükbayram<br />

H. Upper gastrointestinal bleeding caused by small-cell<br />

lung cancer: a case report. Dig Dis Sci 2006; 51:788-90.<br />

[CrossRef]<br />

6. Carroll D, Rajesh PB. Colonic metastases from primary<br />

squamous cell carcinoma of the lung. Eur J Cardiothorac<br />

Surg 2001; 19:719–20. [CrossRef]<br />

7. Yang CJ, Hwang JJ, Kang WY, Chong IW, Wang TH,<br />

Sheu CC, et al. Gastro-intestinal metastasis of primary<br />

lung carcinoma: clinical presentations and outcome.<br />

Lung Cancer 2006; 54:319–23. [CrossRef]<br />

8. Ryo H, Sakai H, İkeda T, Hibino S, Goto I, Yoneda S, et<br />

al. Gastrointestinal metastesis from lung cancer. Nihon<br />

Kyobu Shikkan Gakkai Zasshi 1996; 34:968-72.<br />

9. Stenbygaard LE, Sorensen JB. Small bowel metastases in<br />

non-small cell lung cancer. Lung Cancer 1999; 26:95-<br />

101. [CrossRef]<br />

10. John AK, Kotru A, Pearson HJ. Colonic metastasis from<br />

bronchogenic carcinoma presenting as pancolitis. J<br />

Postgrad Med 2002; 48:199-200.<br />

11. Berger A, Cellier C, Daniel C, Kron C, Riquet M, Barbier<br />

JP, et al. Small bowel metastases from primary carcinoma<br />

of the lung: clinical findings and outcome. Am J<br />

Gastroenterol 1999; 94:1884-7. [CrossRef]<br />

12. Jagirdar J. Application of immunohistochemistry to the<br />

diagnosis of primary and metastatic carcinoma to the<br />

lung. Arch Pathol Lab Med 2008; 132:384–96.<br />

[CrossRef]<br />

13. Moldvay J, Jackel M, Bogos K, Soltész I, Agócs L, Kovács<br />

G, et al. The role of TTF-1 in differentiating primary and<br />

metastatic lung adenocarsinomas. Pathol Oncol Res<br />

2004; 10:85-8.<br />

14. Su YC, Hsu YC, Chai CY. Role of TTF-1, CK20, and<br />

CK7 immunohistochemistry for diagnosis of primary and<br />

secondary lung adenocarcinoma. Kaohsiung J Med Sci<br />

2006; 22:14-9.<br />

15. Levine PH, Joutovsky A, Cangiarella J, Yee H, Simsir A.<br />

CDX-2 expression in pulmonary fine-needle aspiration<br />

specimens: a useful adjunct for the diagnosis of metastatic<br />

colorectal adenocarcinoma. Diagn Cytopathol 2006;<br />

34:191-5. [CrossRef]<br />

16. Yoshimoto A, Kasahara K, Kawashima A, Fujimura M,<br />

Nakao S. Characterization of the prostaglandin biosynthetic<br />

pathway in non-small cell lung cancer: a comparison<br />

with small cell lung cancer and correlation with angiogenesis,<br />

angiogenic factors and metastases. Oncol<br />

Rep 2005; 13:1049-57. [CrossRef]<br />

17. Suzaki N, Hiraki A, Ueoka H, Aoe M, Takigawa N, Kishino<br />

T, et al. Gastric perforation due to metastasis from<br />

adenocarcinoma of the lung. Anticancer Res 2002;<br />

22:1209-12.<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 150


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):151-155 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.63644<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Buket Mermit Çilingir<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Vitamin D is converted into its active metabolites by<br />

sunlight. Several illnesses may occur when the serum<br />

level of Vitamin D is decreased. The association between<br />

tuberculosis and sunlight has been known for<br />

hundreds of years, and sunlight was the first method<br />

used for the treatment of tuberculosis. Fatigue is often<br />

an early complaint of Vitamin D deficiency. We found<br />

Vitamin D deficiency in one patient who was initiated<br />

on an anti-tuberculosis treatment following a diagnosis<br />

of tuberculosis on her persistent complaint of<br />

fatigue. The Severity of Fatigue Scale was used to<br />

evaluate pre- and post-treatment fatigue scores for<br />

Vitamin D therapy, indicating an improvement in the<br />

severity of fatigue following the treatment. We believe<br />

that the assessment of fatigue, which is usually underestimated<br />

by patients and healthcare professionals<br />

a like, is probably due to the lack of any attempt to<br />

measure it, but would contribute to the evaluation of<br />

the treatment response.<br />

Key words: Vitamin D, tuberculosis, fatigue.<br />

D vitamini aktif metabolitlerine güneş ışığı ile dönüşür.<br />

D vitamini serum düzeyinin azaldığı durumlarda<br />

çeşitli hastalıklar ortaya çıkabilir. Tüberküloz ile güneş<br />

ışığı arasındaki ilişki yüzyıllardır fark edilmiştir ve<br />

tüberkülozda kullanılan ilk tedavi yöntemi olmuştur. D<br />

vitamini eksikliğinde yorgunluk genellikle ilk şikâyettir.<br />

Tüberküloz tanısı ile antitüberküloz tedavi başlanan<br />

ancak yorgunluk şikâyeti devam eden hastamızda D<br />

vitamini eksikliği tesbit edildi. Yorgunluk Şiddet Skalası,<br />

D vitamini tedavisi öncesi ve sonrası hesaplandı ve<br />

tedavi sonrası yorgunluk şiddetinin azaldığı görüldü.<br />

Hastalar ve hekimler tarafından genellikle gözardı<br />

edilen yorgunluk semptomunun ölçülmesinin tedaviye<br />

cevabının değerlendirilmesine katkı sağlayacağına<br />

inanıyoruz.<br />

Anahtar Sözcükler: D vitamini, tüberküloz, yorgunluk.<br />

Department of Chest Diseases, Van Training and Research Hospital,<br />

Van, Turkey<br />

Van Bölge Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları<br />

Kliniği, Van<br />

Submitted (Başvuru tarihi): 09.02.<strong>2015</strong> Accepted (Kabul tarihi): 01.04.<strong>2015</strong><br />

Correspondence (İletişim): Buket Mermit Çilingir, Department of Chest Diseases, Van Training and Research Hospital, Van, Turkey<br />

e-mail: buketmermitcilingir@gmail.com<br />

151


Respiratory Case Reports<br />

Tuberculosis has a high mortality and morbidity rate. Its<br />

incidence varies worldwide according to region. The risk<br />

factors include low level of education, lower income,<br />

alcohol abuse, lower body mass index, unemployment<br />

and a smoking habit. The risk of transmission is higher<br />

within the household, particularly in children less than six<br />

years of age. The onset and transmission of the disease is<br />

facilitated in congregate settings (prisons, care centers,<br />

etc.), in the presence of condition leading to lower resistance<br />

in the body (HIV infection, malnutrition, use of<br />

immunosuppressive agents, and use of TNF alpha inhibitors,<br />

etc.) (1,2).<br />

The conversion of 7-dehyrocholesterol into cholecalciferol<br />

takes place in the dermis and epidermis on exposure to<br />

sunlight. 1,25 (OH) cholecalciferol activates both monocytes<br />

and macrophages, both inhibiting the growth of M.<br />

tuberculosis and switching the immune response from T<br />

helper 1 to T helper 2.<br />

Studies have shown that Vitamin D and its metabolites<br />

may play a role in regulating granulomatous reactions<br />

and they can improve the ability of alveolar macrophages<br />

to prevent growth of mycobacteria (3). A low vitamin D<br />

level reduces serum total and ionized calcium, ultimately<br />

resulting in skeletal demineralization and muscle weakness.<br />

Fatigue is the end result of the underlying muscle<br />

fatigue, which is more commonly encountered than muscle<br />

weakness (4).<br />

A 32-year-old female patient presented with complaints<br />

of fatigue, shortness of breath, cough and sputum. She<br />

reported that her complaints had for the previous few<br />

years especially increased in the wintertime but she didn't<br />

care, since she attributed it to smoking, and she had<br />

smoked for 10 years. However, she decided to take medical<br />

advice when for the previous month she had suffered<br />

from shortness of breath even during short walks.<br />

The physical examination showed bilateral normal breath<br />

sounds by auscultation. A posteroanterior chest x-ray<br />

showed bilateral multiple scattered opacities in the right<br />

lower lung zone and larger ones in the left upper lung<br />

zone (Figure 1). The results of blood analysis were as<br />

follows: WBC: 7880/mm 3 ; 28% lymphocyte, erythrocyte<br />

sedimentation rate: 2 mm/ hour, CRP: 0.24 mg/ml. ARB<br />

was negative in sputum twice. PPD was 12 mm and BCG<br />

scar was positive.<br />

The patient underwent contrasted thoracic CT which<br />

showed an irregular consolidation with lobulated contours,<br />

measuring 3x0.7 cm at the widest point with pleural<br />

based infiltrate pointed toward the hilar region in the<br />

posterior segment of the left upper lobe (Figure 2), multiple<br />

nodules, the largest measuring 1.4 cm in the lateral<br />

basal segment of the right lower lobe (Figure 3), and a<br />

1.5 cm nodular lesion in the posterior basal of the right<br />

lower lobe with an air space in the anterior division (Figure<br />

4).<br />

Figure 1: Bilateral multiple scattered opacities in the right lower lung<br />

zone and larger in the left upper lung zone<br />

CASE<br />

Figure 2: An irregular consolidation with lobulated contours, measuring<br />

3x0.7 cm at the widest point with pleural-based infiltrate pointed toward<br />

the hilar region in the posterior segment of the left upper lobe<br />

The patient was referred to the thoracic surgery department<br />

for a thoracoscopic biopsy. The pathology result of<br />

the biopsy performed by VATS (video-assisted thoracic<br />

surgery) reported granulomatous inflammation with caseification<br />

and she was initiated on an anti-tuberculosis<br />

treatment and B complex vitamin therapy.<br />

The hemogram and biochemical parameters were normal<br />

at the end of the first month of antituberculosis treatment.<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 152


Vitamin D and Fatigue; in a Case with Tuberculosis | Mermit Çilingir et al.<br />

However the patient reported that she still had complaints<br />

of fatigue, malaise, joint pain, and shortness of breath on<br />

exertion. Therefore, thyroid function tests were performed<br />

and levels of Vitamin B12, ferritin, iron and parathyroid<br />

hormone were measured, revealing results within the<br />

normal range. The level of Vitamin D was 3 ng/ml. The<br />

Turkish version of the Fatigue Severity Scale (FSS) was<br />

administered to the patient and the FSS score was 24.<br />

She started to receive an oral dose of 50,000 IU of Vitamin<br />

D. She received it once a week for eight weeks, and<br />

the FSS score was reassessed at the end of the treatment,<br />

which showed that the score was decreased to 3. The<br />

serum level of Vitamin D was 49 ng/ml and the patient<br />

had no active complaint. The antituberculosis treatment<br />

was discontinued at the end of nine months when the<br />

thoracic CT showed no increase in the number and size<br />

of the nodules.<br />

It stated that there was a summer peak in tuberculosis<br />

diagnoses after a midwinter peak in vitamin D deficiency<br />

(5).<br />

Vitamin D is essential in calcium homeostasis. It facilitates<br />

the absorption of calcium from the intestine, reabsorption<br />

of calcium from the kidneys and release of calcium from<br />

the skeleton. A low vitamin D level reduces serum total<br />

and ionized calcium, resulting in skeletal demineralization<br />

and muscle weakness. With better understanding of the<br />

formation of Vitamin D and the pathogenesis of tuberculosis,<br />

it became clear that Vitamin D was an important<br />

mediator of the macrophage activation, which is central<br />

to protective immunity against tuberculosis (6). The association<br />

between Vitamin D and tuberculosis has been<br />

linked to genetic factors and polymorphism of the Vitamin<br />

D receptor (VDR) gene has been implicated (6).<br />

Figure 3: Multiple nodules, the largest measuring 1.4 cm in the lateral<br />

basal segment of the right lower lobe<br />

Figure 5: Irregular lobulated consolidation on posterior of left upper lobe<br />

after treatment<br />

Figure 4: A 1.5 cm nodular lesion in the posterior basal of the right<br />

lower lobe with air space in the anterior division<br />

DISCUSSION<br />

Turkey is among the countries where tuberculosis represents<br />

a severe health problem (2). A study showed an<br />

association between lower levels of Vitamin D and tuberculosis.<br />

Figure 6: Weakly regressed nodule after treatment on posterobasal of<br />

right lower lobe<br />

Mycobacterial ligands bind to the heterodimeric Toll-like<br />

receptor 2/1 combination and they activate the Vitamin D<br />

receptor and 1-α-hydroxylase. The 1-α-hydroxylase gene<br />

converts the 25-hydroxyvitamin D3, the principle circulating<br />

metabolite of Vitamin D to 1,25 dihydroxyvitamin D3<br />

(calcitriol), the bioactive form of vitamin D (5). Calcitriol<br />

153 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

stimulates the expression of the cathelicidin antimicrobial<br />

peptide, which can restrict the growth of M. tuberculosis<br />

(7).<br />

Many studies have been conducted to determine the<br />

normal range of 25 (OH) Vitamin D for identifying the<br />

Vitamin D deficiency (8). As result, it was defined as 'deficient'<br />

if the 25 (OH) vitamin D level is less than 20 ng/ml,<br />

'insufficient' if it is between 21 and 29 ng/ml and 'normal'<br />

if it is higher than 30 ng/ml (3).<br />

In a study designed by Wilkinson et al (9) 25 (OH) concentrations<br />

of Vitamin D were assessed in tuberculosis<br />

patients and those contacted them among Gujarati-<br />

Asians who migrated to the United Kingdom and concentrations<br />

less than 10 nmol/L were considered as insufficiency.<br />

The concentrations of Vitamin D were less than<br />

this concentration in 67% of patients and 26% of TB contacts<br />

(9).<br />

In another study which analyzed a group of patients diagnosed<br />

with tuberculosis and treated with 10,000<br />

IU/day of vitamin D per day compared to placebo, it was<br />

shown that sputum culture negativity was 100% in the<br />

group of Vitamin D versus 77% in placebo group six<br />

weeks after the initiation of antituberculosis treatment (10).<br />

In our patient, as the concentration of Vitamin D was at<br />

the lowest during the initial assessment and based on the<br />

above-mentioned studies, we thought that low levels of<br />

Vitamin D might be a contributor to the development of<br />

tuberculosis. She received oral dose of 50,000 IU of<br />

Vitamin D once a week for 8 weeks, as recommended in<br />

the guidelines issued by the Endocrine Society for patients<br />

with Vitamin D deficiency, based on the age and underlying<br />

medical conditions.<br />

According to these guidelines, all adults who are vitamin<br />

D deficient are recommended to be treated with 6000<br />

IU/day or 50,000 IU/week of vitamin D2 or vitamin D3<br />

for eight weeks to achieve a blood level of 25(OH)D<br />

above 30 ng/ml, followed by a maintenance therapy of<br />

1500–2000 IU/day (11).<br />

Fatigue is a subjective experience and the use of patientrated<br />

scales is more convenient for the measurement of<br />

fatigue (12). The Fatigue Severity Scale is a common tool<br />

used for many diseases. We used the Turkish version<br />

Fatigue Severity Scale (FSS) to measure the severity of<br />

fatigue in our patient (13). The scale consists of nine<br />

questions to evaluate the severity of fatigue and each<br />

question is rated on a scale ranging from 1 (strongly<br />

disagree) to 7 (strongly agree). The higher scores indicate<br />

severe fatigue (14).<br />

Our patient had complained of fatigue for a long time.<br />

Metabolic disorders that may be associated with fatigue<br />

such as thyroid dysfunction, anemia, ferritin, iron deficiency<br />

parathyroid hormone dysfunction and low Vitamin<br />

B12 levels were investigated, revealing results within the<br />

normal range but we found that the concentration of<br />

Vitamin D was low. A Vitamin D replacement therapy was<br />

planned, but the severity of fatigue was determined using<br />

the FSS before treatment. Consequently, we aimed to<br />

determine the level of fatigue before and after the treatment.<br />

Our aim was also supported by studies, which<br />

reported an association between the concentration of<br />

Vitamin D and score of fatigue in patients with cancer<br />

and myasthenia gravis, and showed an improvement in<br />

the Fatigue Severity Scale when the concentration of Vitamin<br />

D returned to normal levels (15,16).<br />

In conclusion, since fatigue can both occur in tuberculosis<br />

and be one of the side effects of the antituberculosis<br />

agents used, it was rational to consider Vitamin D deficiency<br />

as an underlying factor for our patient's complaint.<br />

Patients and healthcare professionals often underestimate<br />

fatigue even though it reduces the quality of life. In other<br />

disorders with a concomitant fatigue symptom, assessing<br />

the response to treatment using the FSS as an objective<br />

measurement of fatigue, will be beneficial.<br />

CONFLICTS OF INTEREST<br />

None declared.<br />

AUTHOR CONTRIBUTIONS<br />

Concept - B.M.Ç.v; Planning and Design - B.M.Ç.; Supervision<br />

- B.M.Ç.; Funding - B.M.Ç.; Materials - B.M.Ç.;<br />

Data Collection and/or Processing - B.M.Ç.; Analysis<br />

and/or Interpretation - B.M.Ç.; Literature Review - B.M.Ç.;<br />

Writing - B.M.Ç.; Critical Review - B.M.Ç.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - B.M.Ç.; Tasarım ve Dizayn - B.M.Ç.; Denetleme -<br />

B.M.Ç.; Kaynaklar - B.M.Ç.; Malzemeler - B.M.Ç.; Veri<br />

Toplama ve/veya İşleme - B.M.Ç.; Analiz ve/veya Yorum<br />

- B.M.Ç.; Literatür Taraması - B.M.Ç.; Yazıyı Yazan -<br />

B.M.Ç.; Eleştirel İnceleme - B.M.Ç.<br />

REFERENCES<br />

1. Global tuberculosis control: WHO report 2011.<br />

Geneva, World Health Organization, 2011<br />

(WHO/HTM/TB/2011.16).<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 154


Vitamin D and Fatigue; in a Case with Tuberculosis | Mermit Çilingir et al.<br />

2. Sağlık Bakanlığı Verem Savaşı Dairesi Başkanlığı. Türkiye’de<br />

Verem Savaşı, 2011 Raporu, Fersat Ofset, Ankara<br />

2011.<br />

3. Holick MF. Vitamin D Deficiency. N Engl J Med 2007;<br />

357:266-81. [CrossRef]<br />

4. Brown RH, JR, Amato AA, Mendell JR. Muscular dystrophies<br />

and other muscle diseases. In: Fauci AS, Braunwald<br />

E, Kasper DL, eds. Harrison's Principles of Internal Medicine.<br />

New York: McGraw Hill Medical; 2008:2678–95.<br />

5. Wingfield T, Schumacher SG, Sandhu G, Tovar MA, Zevallos<br />

K, Baldwin MR, et al. The seasonality of tuberculosis,<br />

sunlight, vitamin D, and household crowding. J Infect<br />

Dis. 2014; 210:774-83. [CrossRef]<br />

6. Liu PT, Stenger S, Li H, Wenzel L, Tan BH, Krutzik S, et al.<br />

Toll-like receptor triggering of a vitamin D-mediated human<br />

antimicrobial response. Science 2006; 311:1770-3.<br />

[CrossRef]<br />

7. Liu PT, Stenger S, Tang DH, Modlin RL. Cutting edge:<br />

vitamin D- mediated human antimicrobial activity against<br />

Mycobacterium tuberculosis is dependent on the induction<br />

of cathelicidin. J Immunol 2007; 179:2060-3.<br />

[CrossRef]<br />

8. Malabanan A, Veronikis IE, Holick MF. Redefining vitamin<br />

D insufficiency. Lancet 1998; 351:805-6. [CrossRef]<br />

9. Wilkinson RJ, Llewelyn M, Toossi Z, Patel P, Pasvol G,<br />

Lalvani A, et al. Influence of vitamin D deficiency and vitamin<br />

D receptor polymorphisms on tuberculosis among<br />

Gujarati Asian in west London: a case control study. Lancet<br />

2000; 355:618-21. [CrossRef]<br />

10. Nursyam EW, Amin Z, Rumende CM. The effect of vitamin<br />

D as supplementary treatment in patients with moderately<br />

advanced pulmonary tuberculous lesion. Acta Med<br />

Indones 2006; 38:3-5.<br />

11. Holick MF, Binkley NC, Bischoff-Ferrari HA, Gordon CM,<br />

Hanley DA, Heaney RP, et al. Evaluation, treatment, and<br />

prevention of vitamin D deficiency: an Endocrine Society<br />

clinical practice guideline. J Clin Endocrinol Metab 2011;<br />

96:1911-30. [CrossRef]<br />

12. Comi G, Leocani L, Rossi P, Colombo B. Physiopathology<br />

and treatment of fatigue in multiple sclerosis. J Neurol<br />

2001; 248:174-9. [CrossRef]<br />

13. Armutlu K, Korkmaz NC, Keser I, Sumbuloglu V, Akbiyik<br />

DI, Guney Z, et al. The validity and reliability of the Fatigue<br />

Severity Scale in Turkish multiple sclerosis patients.<br />

Int J Rehabil Res 2007; 30:81–5. [CrossRef]<br />

14. Krupp LB, LaRocca NG, Muir-Nash J, Steinberg AD. The<br />

fatigue severity scale. Application to patients with multiple<br />

sclerosis and systemic lupus erythematosus. Arch Neurol<br />

1989; 46:1121-3.<br />

15. Khan OJ, Reddy PS, Kimler BF, Sharma P, Baxa SE,<br />

O’Dea AP, et al. Effect of vitamin D supplementation on<br />

serum 25-hydroxy vitamin D levels, joint pain, and fatigue<br />

in woman starting adjuvant letrozole treatment for<br />

breast cancer. Breast Cancer Res Treat 2010; 119:111–<br />

8. [CrossRef]<br />

16. Askmark H, Haggård L, Nygren I, Punga AR. Vitamin D<br />

deficiency in patients with myasthenia gravis and improvement<br />

of fatigue after supplementation of vitamin D3: a<br />

pilot study. Eur J Neurol 2012; 19:1554–60. [CrossRef]<br />

155 www.respircase.com


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):156-159 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.52386<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Fatmanur Çelik Başaran 1 , Nimet Aksel 2 , Mine Gayaf 2 , Ayşe Özsöz 2 , Dursun Tatar 2<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Smallpox pneumonia is a rare complication of the<br />

smallpox infection. We present our case of required<br />

mechanical ventilation related to smallpox pneumonia<br />

in association with respiration failure. A 31-yearold<br />

female applied to our emergency department due<br />

to cough, tachypnea, and a common papulovesicular<br />

skin rash as her radiological investigations bilateral<br />

nodular pulmonary infiltrates were diagnosed. She<br />

had a contact history, with her baby experiencing the<br />

smallpox disease. According to clinical and laboratory<br />

findings the case was diagnosed as smallpox<br />

pneumonia. Acyclovir 4 gr/day p.o. antiviral management<br />

was initiated. At the second day severe<br />

dyspnea and cyanoses occurred and patient transferred<br />

to intensive care unit after intubation. After 48<br />

hours with mechanical ventilation the patient extubated<br />

herself. After 15 days of acyclovir treatment a<br />

remarkable clinical and radiological recovery was<br />

observed. During smallpox disease symptoms of<br />

pneumonia and also possible hypoxemia must be<br />

closely monitored in order to prevent mortality due to<br />

respiratory failure.<br />

Key words: Pneumonia, respiratory failure, smallpox.<br />

Smallpox is an infectious disease caused by the<br />

varicella zoster virus. It is more commonly encountered<br />

during childhood and characterized with<br />

fever and skin rush. Smallpox pneumonia is one of<br />

the most severe complications of smallpox infection<br />

that is experienced during adolescence and<br />

Suçiçeği pnömonisi bu hastalığın seyri sırasında görülebilen<br />

nadir bir durumdur. Burada suçiçeği pnömonisi<br />

sonrası mekanik ventilasyon gerektiren ciddi bir<br />

solunum yetmezliği gelişmiş bir olguyu sunmaya<br />

çalıştık. Otuz bir yaşında kadın hasta, hastanemizin<br />

acil servisine öksürük, apne, takipne ve yaygın papüloveziküler<br />

döküntü bulgularıyla başvurdu. Radyolojik<br />

incelemelerde bilateral nodüler dolgunluk izlendi.<br />

Hikâyesinde suçiçeği geçiren bebeği ile teması olduğunu<br />

anlattı. Klinik ve laboratuvar bulguları ile hastaya<br />

suçiçeği pnömonisi tanısı kondu. Hasta yatırılarak<br />

asiklovir 4 gr/gün tedavisi başlandı. Yatışının 2. gününde<br />

ciddi dispne ve siyanoz bulguları gelişmesi<br />

üzerine entübe edilerek yoğun bakım ünitesine alındı.<br />

Mekanik ventilasyon ile 48 saat tedavi sonrası hasta<br />

kendini ekstübe etti. Asiklovir tedavisi ile 15 gün<br />

sonra belirgin klinik ve radyolojik düzelme sağlandı.<br />

Suçiçeği hastalarında görülen pnömoni, gelişebilecek<br />

hipoksemi ve solunum yetmezliğine bağlı ölüm ihtimaline<br />

karşı yakından takip edilmelidir.<br />

Anahtar Sözcükler: Pnömoni, solunum yetmezliği,<br />

suçiçeği.<br />

may be correlated with death due to respiratory<br />

failure (1). In adults, smallpox pneumonia prevalence<br />

remains in the range of 0.25-1.8 %. In the<br />

most of the cases cough, fever, dyspnea, and<br />

tachypnea are the most common symptoms (1,2).<br />

1 Department of Chest Diseases, Iğdır State Hospital, Iğdır, Turkey<br />

2 Department of Chest Diseases, Dr. Suat Seren Chest Diseases<br />

and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul,<br />

Turkey<br />

Submitted (Başvuru tarihi): 18.03.<strong>2015</strong> Accepted (Kabul tarihi): 09.04.<strong>2015</strong><br />

1 Iğdır Devlet Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Iğdır<br />

2 Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve<br />

Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir<br />

Correspondence (İletişim): Fatmanur Çelik Başaran, Department of Chest Diseases, Iğdır State Hospital,<br />

Iğdır, Turkey<br />

e-mail: fatmanner@hotmail.com<br />

156


Respiratory Case Reports<br />

CASE<br />

A 31-year-old female applied to our emergency department<br />

due to cough, fever, and chest pain for the previous<br />

three days. She had had a common papulovesicular skin<br />

rash, including on her scalp for one week. She had a<br />

contact history, with her child experiencing smallpox disease<br />

previously 15 days. She was a smoker (10 packet/year)<br />

for five years and had no history of any drug use,<br />

malignancy or any chronic disease.<br />

During the physical examination, the patient was conscious,<br />

oriented, and cooperative. Her blood pressure<br />

was 90/60 mmHg, heart rate 128/ min, body temperature<br />

38°C, respiratory rate 20/min, and oxygen saturation<br />

85%. A common papulovesicular rash was observed over<br />

her entire body (Figure 1). A respiratory system examination<br />

revealed mild cyanosis and tachypnea, and in auscultation,<br />

bilateral inspiratory rales were present. In cardiac<br />

auscultation there were no other abnormalities, except<br />

mild tachycardia.<br />

The laboratory findings were: hemoglobin 11 g/dl,<br />

hematocrit 35%, leukocyte 6000/µL, platelets<br />

240,000/µL, alanine transaminase 47 U/L, aspartate<br />

transaminase 48 U/L, creatinine 0.76 mg/dl, urea 22<br />

mg/dl, sodium 133 mmol/L, potassium 4 mmol/L, and<br />

chloride 100 mmol/L. Arterial blood gas analysis without<br />

oxygen support; pH 7.44, pO 2 59 mm/Hg, pCO 2 33<br />

mm/Hg, HCO 3 22 mEq/L, and oxygen saturation 92%.<br />

As per radiologic investigations, bilateral nodular pulmonary<br />

infiltrates were diagnosed (Figure 2-up). According<br />

to the clinical and laboratory findings, the case was diagnosed<br />

as smallpox pneumonia. Acyclovir 4 gr/day p.o.<br />

antiviral management was initiated. On the second day<br />

of hospitalization, severe dyspnea and cyanoses with a<br />

decrease in oxygen saturations of till 58% occurred and<br />

patient transferred to the intensive care unit after intubation<br />

(Figure 2-mid). After 48 hours with mechanical ventilation<br />

the patient extubated herself and remained in spontaneous<br />

respiration five more days in association with 2<br />

L/min oxygen management. Oxygen saturation remained<br />

at 99% during the recovery period. After 15 days treatment<br />

with acyclovir remarkable clinical and radiological<br />

recovery was observed (Figure 2-down).<br />

Figure 2: Chest x-ray and computer tomography of patient<br />

Figure 1: Papulovesicular skin lesions<br />

DISCUSSION<br />

In adults, nearly 75% of smallpox pneumonia occurs<br />

between the ages of 30 and 50. The severity of these<br />

pneumonias varies from mild to fatal, due to severe respiratory<br />

failure (1). Progression to acute respiratory failure<br />

and 50% mortality rates may be seen especially in immune<br />

suppressive patients (3,4). There are various risk<br />

factors for the progression of pneumonia during the primary<br />

varicella zoster virus infection: the development of<br />

respiratory symptoms, smoking, skin sing of more than<br />

100, contact with a patient or a baby with smallpox,<br />

pregnancy, immune deficiency, chronic pulmonary disease,<br />

and the male gender (1,5). Our case was an active<br />

smoker, had a history of contact, and a common rash but<br />

immune deficiency did not exist. There is nothing in her<br />

anamnesis that can cause immune deficiency such as<br />

chronic disease, malignancy, chronic use of drug and etc.<br />

Symptoms and signs of varicella pneumonia appear one<br />

to six days after the appearance of skin lesions (6). Patients<br />

have the symptoms including cough, hemoptysis,<br />

chest pain, dyspnea, while severe cases may have respiratory<br />

insufficiency and cyanosis (1,6). In our case,<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 157


A Case of Respiratory Failure due to Smallpox Pneumonia | Çelik Başaran et al.<br />

symptoms of cough, fever, chest pain and dyspnea also<br />

occurred four days after the appearance of skin eruptions.<br />

Respiratory insufficiency was detected on admission.<br />

The typical radiological appearance of varicella pneumonia<br />

is well-circumscribed nodular opacities 5-10 mm in<br />

diameter and consolidations formed by the congregation<br />

of these nodules. These lesions are prominent around the<br />

hilum and in bases. Hilar lymphadenomegaly and pleural<br />

effusion are rarely seen (1). These lesions generally begin<br />

to disappear one week after the healing of the skin eruptions.<br />

Radiological changes may sometimes persist for<br />

months. In some cases, bilateral widespread calcifications<br />

of 2-3 mm in diameter may persist as a sequel. These<br />

radiological findings, together with skin lesions, are usually<br />

diagnostic (1,7,8). Our case also had a similar radiological<br />

appearance on admission.<br />

The mortality rate of varicella pneumonia is 15%. Various<br />

studies have reported that the early initiation of acyclovir<br />

treatment might be lifesaving by preventing this severe<br />

complication of varicella (1,4). Early treatment is defined<br />

as the treatment commenced within the first 36 hours in<br />

immunocompetent adults aged above 18 years and who<br />

have been hospitalized for radiologically evident pneumonia<br />

(1). The recommended dose of intravenous acyclovir<br />

treatment for pregnant patients with severe complications<br />

and patients with a weak immune response is 10<br />

mg/kg every 8 hours. Famciclovir and valacyclovir have<br />

proven efficacious for the treatment of adult herpes zoster<br />

infections. Acyclovir-resistant VZV infections may be treated<br />

with foscarnet (9). In our case, we also achieved a<br />

complete response using oral acyclovir tablets at a dose<br />

of 5x800 mg.<br />

Mohsen et al. (10) analyzed 46 studies and compared<br />

cases with acyclovir treatment and cases without acyclovir<br />

treatment. They reported that the mortality rate was 3.6-<br />

times higher in the group without treatment. Varicella<br />

pneumonia related deaths usually occur due to respiratory<br />

insufficiency in patients who need intensive care follow<br />

up and mechanical ventilation. Findings other than hypoxia<br />

were reported to be weak indicators of disease<br />

severity for these cases (11). It is also not possible to<br />

predict which cases will need mechanical ventilation support<br />

(12). For this reason, close follow-up of the patients<br />

with pulse oximeter and arterial blood gas analysis is<br />

important. In our case, we performed arterial blood gas<br />

follow up after the confirmation of hypoxia with pulse<br />

oximeter and arterial blood gas analysis. In the studies, it<br />

was reported that oxygen support via oxygen masks, noninvasive<br />

respiratory support and invasive respiratory support<br />

in those cases that failed to respond non-invasive<br />

respiratory support, may be used for respiratory insufficiency,<br />

based on the clinical status of the patient (11).<br />

Despite medical treatment and oxygen support, our case<br />

was intubated in the inpatient clinic due to deterioration<br />

in arterial blood gas and consciousness. After selfextubation<br />

in the 48th hour of mechanical ventilation, the<br />

patient did not need further invasive or non-invasive mechanical<br />

ventilation. The patient did not require intensive<br />

care unit follow up after the tenth day and discharged on<br />

the seventh day with complete healing.<br />

In conclusion, adult cases with varicella infection and<br />

respiratory symptoms need particular attention. Cases<br />

with hypoxia must be closely followed for respiratory insufficiency.<br />

CONFLICTS OF INTEREST<br />

None declared.<br />

AUTHOR CONTRIBUTIONS<br />

Concept - F.Ç.B., N.A., M.G., A.Ö., D.T.; Planning and<br />

Design - F.Ç.B., N.A., M.G., A.Ö., D.T.; Supervision -<br />

F.Ç.B., N.A., M.G., A.Ö., D.T.; Funding - N.A., D.T.;<br />

Materials - F.Ç.B., M.G., A.Ö.; Data Collection and/or<br />

Processing - F.Ç.B.; Analysis and/or Interpretation - N.A.,<br />

M.G.; Literature Review - F.Ç.B.; Writing - F.Ç.B.; Critical<br />

Review - N.A., M.G., A.Ö., D.T.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - F.Ç.B., N.A., M.G., A.Ö., D.T.; Tasarım ve Dizayn<br />

- F.Ç.B., N.A., M.G., A.Ö., D.T.; Denetleme - F.Ç.B.,<br />

N.A., M.G., A.Ö., D.T.; Kaynaklar - N.A., D.T.; Malzemeler<br />

- F.Ç.B., M.G., A.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme<br />

- F.Ç.B.; Analiz ve/veya Yorum - N.A., M.G.; Literatür<br />

Taraması - F.Ç.B.; Yazıyı Yazan - F.Ç.B.; Eleştirel İnceleme<br />

- N.A., M.G., A.Ö., D.T.<br />

REFERENCES<br />

1. Kunduracioglu A, Ayik S, Ozsoz A, Cakan A. Chickenpox<br />

Pneumonia. Turkish Thorac J 2009; 10:190-2.<br />

2. Whitley RJ. Varicella zoster virus. In: Mandell, Bennett,<br />

Dolin, eds. Principles and Practice of Infectious Disease.<br />

4th ed. New York: Churchill Livingstone, 1995:1345-50.<br />

3. Alanezi M. Varicella pneumonia in adults: 13 years’<br />

experience with review of literature. Ann Thorac Med<br />

2007; 2:163-5. [CrossRef]<br />

4. Voore N, Lai R. Varicella pneumonia in an immunocompetent<br />

adult. CMAJ 2012; 184:1924. [CrossRef]<br />

158 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

5. Heininger U, Seward JF. Varicella. Lancet 2006;<br />

368:1365-76. [CrossRef]<br />

6. Tunbridge AJ, Breuer J, Jeffery KJ; British Infection Society.<br />

Chickenpox in adults-clinical management. J Infect 2008;<br />

57:95-102. [CrossRef]<br />

7. Raider L. Calcification in chickenpox pneumonia. Chest<br />

1971; 60:504-7. [CrossRef]<br />

8. Fraser RG, Freaser RS, Pare JAP, Pare PD, Generics GP.<br />

Diagnosis of Diseases of the Chest. 4th ed. Philadelphia:<br />

Saunders, 1999:2507.<br />

10. Mohsen AH, McKendrick M. Varicella pneumonia in<br />

adults. Eur Respir J 2003; 21:886-91. [CrossRef]<br />

11. Troya García J, Espinosa de Los Monteros Garde MJ,<br />

Moreno B. Varicella pneumonia in adult population: review<br />

of 21 cases (In Spanish). Rev Clin Esp 2006;<br />

206:566-9.<br />

12. Özbay B, Sertoğullarından B. Varicella pneumonia<br />

requiring invasive mechanical ventilation. Tuberk Toraks<br />

2011; 59:259-62. [CrossRef]<br />

9. Smego RA Jr, Asperilla MO. Use of acyclovir for varicella<br />

pneumonia during pregnancy. Obstet Gynecol 1991;<br />

78:1112-6.<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 159


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):160-164 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.93446<br />

CASE REPORT<br />

OLGU SUNUMU<br />

Songül Özyurt 1 , Mevlüt Karataş 1 , Aziz Gümüş 1 , Halit Çınarka 1 , Ayşe Ertürk 2 , Servet Kayhan 1 , Ünal Şahin 1<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Lipoid pneumonia is a rare form of pneumonia.<br />

There are two types; exogenous and endogenous.<br />

The exogenous form often occurs due to accidental<br />

aspiration of fatty substances (such as; animal, vegetable<br />

or mineral fats). For elderly patients inparticular,<br />

the most common causes are oily nose drops and the<br />

use of oily substances for laxatives, such as castor oil.<br />

They are compounds containing hydrocarbons and<br />

hydrogen. The most common example is the oil<br />

found in paraffin, olefins, aromatics and the the acetylene<br />

series. Aspiration of high viscosity petroleum<br />

hydrocarbons may cause lipoid pneumonia. The<br />

accidental aspiration of hydrocarbon compounds can<br />

also cause acute illnesses such as fire eaters' pneumonia.<br />

In particular, the storing of hydrocarbon<br />

compounds in inappropriate packaging in the home,<br />

such as water, fruit juice or carbonated beverage<br />

bottles, are important factors facilitating the accidental<br />

drinking of these compounds by children.<br />

Since it does not have any specific clinic and radiological<br />

finding, it may be difficult to diagnose it, unless<br />

there is strong suspicion, or data is derived from<br />

anamnesis. Though a more common form of serious<br />

poisoning in childhood, in this study we, present two<br />

cases of lipoid pneumonia, diagnosed in adults.<br />

Key words: Lipoid pneumonia, hydrocarbon, aspiration.<br />

Lipoid pnömoniler pnömoninin nadir bir formudur.<br />

Eksojen ve endojen olmak üzere iki tipi vardır. Eksojen<br />

formu genellikle yağlı maddelerin (hayvansal,<br />

bitkisel ya da mineral yağlar) kaza ile aspirasyonu<br />

sonucu meydana gelir. Özellikle yaşlı hastalarda<br />

yağlı burun damlaları, laksatif amaçlı hint yağı gibi<br />

maddelerin kullanılması en sık sebeplerdir. Hidrokarbonlar<br />

ve hidrojen içeren bileşiklerdir. En yaygın<br />

örneği olan petrol; parafin, olefin, aromatikler ve<br />

asetilen serisinden oluşan bileşimidir. Petrol ürünlerinde<br />

bulunan yüksek viskoziteli hidrokarbonların<br />

aspirasyonuna bağlı lipoid pnömoni gelişebilir. Ayrıca<br />

hidrokarbon bileşiklerinin kaza sonucu aspirasyonu<br />

ateş yiyenlerin pnömonisi gibi akut bir hastalığa neden<br />

olabilir. Hidrokarbon bileşiklerinin özellikle ev<br />

içinde su, meyve suyu veya gazlı içecek şişesi gibi<br />

farklı ambalajlarda saklanması çocukların bu maddeyi<br />

yanlışlıkla içmesini kolaylaştıran faktörlerdir. Spesifik<br />

klinik ve radyolojik bulgularının olmaması nedeniyle<br />

güçlü şüphe yoksa ve anamnezde bilgi elde edilememişse<br />

tanıda zorluklara yol açabilir. Daha çok<br />

çocukluk çağının ciddi zehirlenmeleri arasında olmasına<br />

rağmen burada erişkin yaşta tanı koyduğumuz iki<br />

lipoid pnömoni olgusunu sunuyoruz.<br />

Anahtar Sözcükler: Lipoid pnömoni, hidrokarbon,<br />

aspirasyon.<br />

1 Department of Chest Diseases, Recep Tayyip Erdoğan University<br />

Faculty of Medicine, Rize, Turkey<br />

2 Department of Infectious Diseases, Recep Tayyip Erdoğan University<br />

Faculty of Medicine, Rize, Turkey<br />

1 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs<br />

Hastalıkları Anabilim Dalı, Rize<br />

2 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi Tıp Fakültesi, Enfeksiyon<br />

Hastalıkları Anabilim Dalı, Rize<br />

Submitted (Başvuru tarihi): 10.12.2014 Accepted (Kabul tarihi): 09.01.<strong>2015</strong><br />

Correspondence (İletişim): Songül Özyurt, Department of Chest Diseases, Recep Tayyip Erdoğan University Faculty of Medicine,<br />

Rize, Turkey<br />

e-mail: drsongul@gmail.com<br />

160


Respiratory Case Reports<br />

Exogenous lipoid pneumonia, as a result of the aspiration<br />

and inhalation of fat or hydrocarbon products, are rare<br />

clinical cases, first reported by Laughlen in 1925 (1). It<br />

may cause a wide spectrum of symptoms, ranging from<br />

mild clinical symptoms, to serious respiratory failure.<br />

Acute cases are typically the results of the substantial<br />

aspiration of oil-based products (gas oil, diesel fuel, petrol,<br />

turpentine oil, etc.) (1,2). Chronic cases are generally<br />

observed in older patients and it is generally the result of<br />

the repeated aspiration or inhalation of animal, vegetable<br />

or mineral fats (1). Since its clinical and radiological<br />

characteristics are similar to those of bacterial pneumonia,<br />

anamnesis is an important part of the diagnosis (3).<br />

Here, we present a case of a 21-year-old tractor driver<br />

emerging as a result of diesel aspiration via absorption<br />

from the tank of his vehicle and a 44-year-old patient<br />

with Down syndrome emerging as a result of drinking a<br />

water glass of diesel.<br />

based on anamnesis, as well as clinical and radiological<br />

findings. After one-week’s treatment, the patient, who did<br />

not need oxygen, was monitored in the room air. At the<br />

end of a two week-period, the patient showed radiological<br />

and clinical recovery. He was discharged from the<br />

hospital but his control examinations could not be carried<br />

out since he did not come back for his controls.<br />

CASE<br />

Case 1: A twenty one year old tractor driver aspirated<br />

diesel while siphoning it from the tank of his vehicle. The<br />

patient stated that he aspirated approximately a water<br />

glass of diesel. Following aspiration, he applied to a<br />

community clinic due to complaints such as coughing,<br />

choking, pleuritic chest pain, hemoptysis and the sense of<br />

burning in the chest. He was, directed to our emergency<br />

department. In the physical consultation with the patient,<br />

he was conscious and, cooperative; tachypnea (respiratory<br />

rate was 22/min), the temparature was 38 ° C, arterial<br />

tension 110/70 mmHg, mucosae were cyanotic and the<br />

oxygen saturation in the room air was detected as 84%.<br />

In the auscultation, mild rales were heard in the right<br />

basal. In the laboratory findings, WBC 18.5 K/uL (%92<br />

neutrophil), CRP: 1.66 mg/dl, and sedimentation was<br />

detected as 4mm/hour. Biochemical values were ordinary.<br />

He had a thorax CT in the emergency department.<br />

Pneumonic consolidation was detected in the right lung's<br />

middle lobe (Figure 1). The patient was hospitalized in<br />

the pulmonary diseases department due to diagnosis of<br />

lipoid pneumonia based on hydrocarbon aspiration. He<br />

was given empiric antibiotics (ampicillin/sulbactam 4x1<br />

gram intravenous), 2-3 L/min nasal oxygen, and 40<br />

mg/day IV prednisolone. The patient had a bronchoscopy.<br />

Mucosal hyperemia was detected in right intermediary<br />

bronchus and middle lobe as well as the lower lobe<br />

bronchi. Bronchial lavage and a pathological examination<br />

of the bronchial mucosa biopsy reported non-specific<br />

inflammation. He was diagnosed with lipoid pneumonia,<br />

Figure 1: Consolidation on right lung middle lobe (white arrow)<br />

Figure 2: Heterogenic consolidation in bilateral lower zones of lung<br />

Case 2: A 44-year-old patient with Down syndrome, on a<br />

tour, suddenly drank a water glass of liquid that was on<br />

the table. Following this, he started to vomit and had<br />

difficulty in breathing. As a result of these complaints he<br />

was brought to the emergency department. Based on the<br />

statements of the storeowner it became clear that the<br />

liquid was petrol based. Tachypnea (the respiratory rate<br />

32/min) was measured. Stertorous respiration and cyanosed<br />

tachycardia (pulse 134/min) were detected. Oxygen<br />

saturation of the fingertip in the room air was 86%,<br />

the temperature was 37°C, and arterial tension was<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 161


Lipoid Pneumonia for Two Cases | Özyurt et al.<br />

measured as 100/60 mmHg. In the auscultation, bilateral<br />

mild rales were heard. In the chest x-ray, heterogeneous<br />

infiltration, more obvious in bilateral lower zones'<br />

paracardiac areas, was detected (Figure 2). In the thorax<br />

CT, there was infiltration in the bilateral upper lobes (Figure<br />

3). Laboratory findings were as follows: WBC: 12<br />

K/uL, CRP: 14 mg/dl, sedimentation 17 mm/hour. There<br />

were no pathological findings in the blood biochemistry.<br />

Arterial blood gas values during the implementation of<br />

nasal oxygen for 4L/min in the emergency were as follows:<br />

pH: 7.40, PCO 2: 33.9, PO 2: 56.4, oxygen saturation<br />

90%. The patient was hospitalized in the pulmonary diseases<br />

department. Treatment consisting of empiric antibiotic<br />

(ampicillin/sulbactam 4x1 gram intravenous and<br />

levofloxacin 400 mg intravenous), 2 L/min nasal oxygen,<br />

60 mg/day IV prednisolone, was initiated. Due to the<br />

patient having Down syndrome there was difficulty in<br />

cooperation and as a result the bronchoscopy could not<br />

be carried out. This case was also diagnosed as lipoid<br />

pneumonia, based on anamnesis, as well as clinical and<br />

radiological findings. After three-week’s treatment in our<br />

clinic, in addition to his laboratory findings, which were<br />

ordinary, the overall situation of the patient indicated<br />

recovery. For over a month the patient applied to the<br />

hospital due to an intermittent cough. A thorax CT was<br />

carried out, which indicated cavitation with proper contour<br />

in the left lower lobe posterior (Figure 4). The values<br />

were CRP: 7, sedimentation 55 mm/h, WBC: 13 K/uL.<br />

Moxifloxacin 400 mg p.o. was implemented for 14 days.<br />

A thorax CT was carried out once again after a month<br />

(Figure 5) and the laboratory findings were normal.<br />

Figure 3: Consolidation and ground glass opacities in right lung middle<br />

lobe, left lung lingular segment and left lung lower lobe<br />

Figure 4: A thick-walled cavitary lesion with 4 cm diameter in left lung<br />

lower lobe medio-basal segment (white arrow)<br />

Figure 5: Normal lung CT image (after treatment of pneumonia)<br />

DISCUSSION<br />

Hydrocarbons are chemical substances that can be found<br />

in many everyday products. Hydrocarbon poisoning is<br />

more common in children and people with mental health<br />

problems (1,2). Accidents may occur when these chemicals<br />

are stored in inappropriate and unlabeled containers<br />

in accessible places. The most important toxic effect is<br />

aspiration pneumonia following oral ingestion (2,3). This<br />

is because these substances have low viscosity that makes<br />

it easier to transit from the hypopharynx to the larynx. In<br />

adults, it can occur when there is aspiration while orally<br />

syphoning diesel or petrol based products from a vehicle,<br />

as first of our cases. Furthermore, cases have been reported<br />

as developing in performers who eat or swallow<br />

fire, due to the aspiration of liquid hydrocarbons mixtures<br />

(4). These kinds of lipoid pneumonias are classified as<br />

exogenous lipoid pneumonia (1,3). Endogenous lipoid<br />

pneumonias are rare and are also known as cholesterol<br />

pneumonia. They appear in bronchial obstruction distal<br />

or from the walls of destroyed alveoli, in areas of chronic<br />

162 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

suppuration, or due to other kinds of diseases such as<br />

lipid storage disorder (1,5,6). Other reasons that facilitate<br />

exogenous lipoid pneumonia are: advanced age, mental<br />

health disorders, aphagia, anatomical and structural<br />

abnormalities of pharynx and larynx, gastroesophageal<br />

reflux, hiatal hernia, Zenker's diverticulum, achalasia and<br />

etc., as well as psychogenic disorders and neuromuscular<br />

diseases (5).<br />

Clinical lipoid pneumonia depends on the amount of<br />

aspirated substance, as well as the aspiration period. It<br />

may have sudden onset, due to an enormous amount of<br />

substance being aspirated or slow onset, due to the<br />

chronic aspiration of a substance in small quantities (1,5).<br />

Symptoms may appear instantly or hours after the aspiration.<br />

Symptoms may be mild but it is also possible to have<br />

substantial respiratory insufficiency that requires mechanic<br />

ventilation, consisting of symptoms like cough, dyspnea,<br />

chest pain, hemoptysis and fever (1,5,7,8). Both cases<br />

applied to emergency due to cough, difficulty in breathing,<br />

chest pain and fever. The first case also had hemoptysis.<br />

Findings in the physical consultation may be ordinary,<br />

while rales and rhonchi are also possible (5). Laboratory,<br />

physical and radiological findings are not specific<br />

to the disease. It may be difficult to distinguish the<br />

disease from bacterial pneumonia, tuberculosis, and<br />

cystic fibrosis. Therefore, anamnesis is an important part<br />

of the diagnosis (1,5,8).<br />

Radiological findings may appear within 30 minutes of<br />

the aspiration or in the subsequent 24 hours (1,5). A<br />

chest x-ray may indicate diffusive or integrative consolidations,<br />

opacities with improper bilateral borders, lesions<br />

similar to irregular bulks, bilateral-symmetrical reticuloendothelial<br />

infiltration, alveolar-intersystol patterns, and<br />

unilateral or bilateral nodular lesions (1,3,5). Highresolution<br />

CT is more helpful in diagnosis that aids the<br />

detection of a ground-glass appearance, crazy paving,<br />

consolidations consist of air bronchograms, lesions similar<br />

to bulky and interlobular thickenings (5). On rare<br />

occasion, it is possible to observe pneumatocele, pneumothorax<br />

and pleural effusion (1,5). Though there are no<br />

radiological findings specific to lipoid pneumonia, lowdensity<br />

consolidations in the thorax CT (between -30 to -<br />

150 HU) support lipoid pneumonia when evaluated with<br />

anamnesis (1,2,5). Aspiration is generally observed in the<br />

middle and lower lobes. While in the first case the aspiration<br />

was in right middle lobe, in the second case infiltration<br />

was detected in both upper lobes. It was reported<br />

that the resolution of radiological opacities are between<br />

two weeks and eight months (1).<br />

Inflammatory findings and edema may be observed in the<br />

bronchoscopic examination (1,8). In the first case, mucosal<br />

hyperemia and edema were detected in right intermediary<br />

bronchi, middle lobe and basal segments via bronchoscopy.<br />

Bronchoalveolar lavage liquid and lipid-laden<br />

macrophages in needle biopsy samples support the diagnosis<br />

(1,3,5). In our cases, biopsy and lavage were reported<br />

as non-specific inflammatory reaction. In the second<br />

case, a bronchoscopy could not be made since the<br />

patient was non-cooperative.<br />

The role of antibiotics in the treatment of lipoid pneumonia<br />

is disputable; however, antibiotics are used in most<br />

cases to avoid superinfection (2,3,5,8). Again, though<br />

their role in treatment is debatable, corticosteroids are<br />

used, due to their effects in preventing anti-inflammatory<br />

and fibrosis developments (2,5,7). In both cases, we<br />

implemented corticosteroid and empiric antibiotic treatment.<br />

Also, it was reported that repeated lung lavage is<br />

also beneficial in the treatment (2,5). Additionally, oxygen<br />

support, as well as other support treatments, can be employed<br />

for respiratory insufficiency (5). With approximately<br />

2 L/min nasal oxygen support for one week in both our<br />

cases, their saturation in room air was unremarkable. The<br />

cases, which indicated both clinical and radiological<br />

recovery, were discharged from the hospital.<br />

In conclusion, exogenous lipoid pneumonia based on<br />

hydrocarbon aspiration may lead to various clinical findings,<br />

ranging from mild clinical to life threatening, such<br />

as respiratory insufficiency. It is difficult to distinguish from<br />

bacterial pneumonia unless anamnesis is taken. It may<br />

lead to complications such as abscesses, fistula, pleural<br />

effusion, etc. It must be kept in mind that the use of antibiotics<br />

and steroids is disputable.<br />

CONFLICTS OF INTEREST<br />

None declared.<br />

AUTHOR CONTRIBUTIONS<br />

Concept - S.Ö., M.K., A.G., H.Ç., A.E., S.K., Ü.Ş.; Planning<br />

and Design - S.Ö., M.K., A.G., H.Ç., A.E., S.K.,<br />

Ü.Ş.; Supervision - S.Ö., M.K., A.G., H.Ç., A.E., S.K.,<br />

Ü.Ş.; Funding - S.Ö.; Materials - S.Ö.; Data Collection<br />

and/or Processing - S.Ö.; Analysis and/or Interpretation -<br />

S.Ö.; Literature Review - S.Ö.; Writing - S.Ö.; Critical<br />

Review - S.Ö.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - S.Ö., M.K., A.G., H.Ç., A.E., S.K., Ü.Ş.; Tasarım<br />

ve Dizayn - S.Ö., M.K., A.G., H.Ç., A.E., S.K., Ü.Ş.;<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 163


Lipoid Pneumonia for Two Cases | Özyurt et al.<br />

Denetleme - S.Ö., M.K., A.G., H.Ç., A.E., S.K., Ü.Ş.;<br />

Kaynaklar - S.Ö.; Malzemeler - S.Ö.; Veri Toplama<br />

ve/veya İşleme - S.Ö.; Analiz ve/veya Yorum - S.Ö.;<br />

Literatür Taraması - S.Ö.; Yazıyı Yazan - S.Ö.; Eleştirel<br />

İnceleme - S.Ö.<br />

REFERENCES<br />

1. Betancourt SL, Martinez-Jimenez S, Rossi SE, Truong MT,<br />

Carrillo J, Erasmus JJ. Lipoid pneumonia: spectrum of<br />

clinical and radiologic manifestations. AJR Am J Roentgenol<br />

2010; 194:103-9. [CrossRef]<br />

2. Venkatnarayan K, Madan K, Walia R, Kumar J, Jain D,<br />

Guleria R. "Diesel siphoner's lung": Exogenous lipoid<br />

pneumonia following hydrocarbon aspiration. Lung India<br />

2014; 31:63-6. [CrossRef]<br />

3. Sias SM, Ferreira AS, Daltro PA, Caetano RL, Moreira<br />

Jda S, Quirico-Santos T. Evolution of exogenous lipoid<br />

pneumonia in children: clinical aspects, radiological aspects<br />

and the role of bronchoalveolar lavage. J Bras<br />

Pneumol 2009; 35:839-45.<br />

4. Torun E, Çağlayan B, Durmuş N, Eren A, Erdem İ, Aktürk<br />

ÜA ve ark. Ateş yiyenlerin pnömonisi. J Kartal TR 2004;<br />

15:105-7.<br />

5. Marchiori E, Zanetti G, Mano CM, Hochhegger B. Exogenous<br />

lipoid pneumonia. Clinical and radiological manifestations.<br />

Respir Med 2011; 105:659-66. [CrossRef]<br />

6. Lococo F, Cesario A, Porziella V, Mulè A, Petrone G,<br />

Margaritora S, et al. Idiopathic lipoid pneumonia successfully<br />

treated with prednisolone. Heart Lung 2012;<br />

41:184-7. [CrossRef]<br />

7. Karakoç T, Ekici A, Ekici MS, Bulcun E, Altınkaya V,<br />

Şentürk E ve ark. Hidrokarbon aspirasyonuna bağlı lipoid<br />

pnömoni olgusu. Solunum Hastalıkları 2008; 19:37-40.<br />

8. Taş D, Demirer E, Çiftçi F, Okutan O, Kartaloğlu Z. Lipoid<br />

pneumonia caused by diesel fuel aspiration: a case<br />

report. Respir Case Rep 2012; 1:8-11. [CrossRef]<br />

164 www.respircase.com


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):165-170 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.58076<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Fatma Demirci Üçsular 1 , Ceyda Anar 1 , Enver Yalnız 1 , Zekiye Aydoğdu 2<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Hipersensitivite pnömonisi (HP) hayvansal ya da bitkisel<br />

kaynaklı organik tozların ve bazı kimyasal ajanların<br />

yaygın ve tekrarlayan inhalasyonları sonucu oluşan,<br />

immünolojik aracılıklı gelişen, interstisyel ya da<br />

parankimal dokuları etkileyen, akut alevlenmelerle<br />

seyreden, kronik inflamatuvar bir hastalıktır. Nadir<br />

görülmektedir ve farklı klinik semptomlar verebilmesi<br />

nedeniyle çoğu kez gözden kaçabilmektedir. Tanıda<br />

en önemli nokta HP düşünmek ve buna yönelik maruziyeti<br />

hem çevresel hem de mesleksel olarak ayrıntılı<br />

sorgulamaktır. Biz de polikliniğimize değişik ön tanılarla<br />

başvuran ve yapılan incelemeler sonucu HP<br />

tanısı konularak tedavi başlanan ve takibe alınan, yaş<br />

ortalaması 32 olan üç kadın, dört erkek 7 HP olgusunu<br />

literatür eşliğinde sunduk.<br />

Anahtar Sözcükler: Hipersensitivite pnömonisi,<br />

maruziyet, meslek.<br />

Hipersensitivite pnömonisi (HP), sorumlu organik<br />

toz partiküllerinin ya da düşük molekül ağırlıklı<br />

kimyasal bileşenlerin yineleyen inhalasyonu sonucu<br />

ortaya çıkan, alveolleri ve interstisyumu tutan,<br />

immunolojik ve T hücre kaynaklı bir granülomatöz<br />

yangıdır (1,2). Farklı etkenlerle gelişen HP’ler ortak<br />

klinik, radyolojik ve patolojik özelliklere sahiptir.<br />

Günümüzde HP veya ekstrensek alerjik alveolit<br />

(EAA) adlarıyla anılan hastalık, meslek anamnezi<br />

alınmadıkça tanı konması zor olan hastalıklardandır.<br />

İlk olarak, küflü saman ya da tahıl ile temas<br />

sonrasında ortaya çıkan üşüme-titreme ve ateş<br />

yakınmalarının dikkat çekmesinden sonra tanımlanmıştır.<br />

Bernandino Ramazzini 1713 yılında<br />

Hypersensitivity pneumonitis is a chronic inflammatory<br />

disease that represents one possible response of the<br />

interstitial and paranchimal tissue to the intensive and<br />

repeated inhalation of antigenic substances. It was<br />

rarely seen and overlooked many times because of<br />

the different clinical symptoms. The most important<br />

point in the diagnosis is to consider HP and to profoundly<br />

question the environmental and occupational<br />

exposure. We present three women, four men (mean<br />

age 32) 7 HP cases who applied to our clinic with<br />

different pre-diagnosis and were diagnosed with HP,<br />

as a result of the examinations, and started treatment,<br />

receiving follow-up in the light of the literature.<br />

Key words: Hypersensitivity pneumonitis, exposure,<br />

profession.<br />

organik tozların akciğer hastalığına yol açabileceğine<br />

dikkat çekmiştir (3). Bu tablo uzun süre “Çiftçi<br />

akciğeri” olarak adlandırılmıştır. Reaksiyona neden<br />

olan antijenler; kuşlar, mantarlar, termofilik bakteriler<br />

ve bazı kimyasal bileşiklerdir ve bunlar içerisinde<br />

200'den fazla antijen tanımlanmıştır. HP;<br />

akut, subakut ve kronik olarak sınıflanmakla birlikte<br />

bu klinik sendromlar birbirinin içine geçmiş<br />

vaziyette karşımıza çıkabilir (1). Belli bir çevresel<br />

ajana maruziyet sonrası ortaya çıkan semptomlar,<br />

laboratuvar bulguları ve radyoloji, tanı için yeterlidir<br />

(4). Ancak klinik semptomlar HP'ye spesifik<br />

olmadığından maruziyetin sorgulanması açısından<br />

ayrıntılı anamnez önemli bir yer tutmaktadır.<br />

1 İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim Araştırma<br />

Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir<br />

2 İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim Araştırma<br />

Hastanesi, Patoloji Kliniği, İzmir<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 12.11.2014 Kabul tarihi (Accepted): 17.04.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Ceyda Anar, İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim<br />

Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir<br />

e-mail: drceydaanar@hotmail.com<br />

1 Department of Chest Diseases, İzmir Dr. Suat Seren Chest<br />

Diseases and Surgery Training and Research Hospital, İzmir,<br />

Turkey<br />

2 Department of Pathology, İzmir Dr. Suat Seren Chest Diseases<br />

and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey<br />

165


Respiratory Case Reports<br />

OLGU<br />

Üç olgumuz çiftçilik /hayvancılıkla uğraşırken, üç olgu da<br />

kuş besleyicisi idi. Bir olgumuz ise hem çiftçilik/hayvancılık<br />

yapmaktaydı, hem de kuş besleyicisi idi (Tablo 1). Olguların<br />

klinik özellikleri Tablo 2’de yer almaktadır.<br />

Altı olgumuzda solunum fonksiyon testlerinde (SFT) restriktif<br />

patern mevcutken bir olgumuzda SFT uyumsuzdu.<br />

Radyolojik olarak; bir olguda her iki akciğerde üst ve orta<br />

zonlarda yaygın düşük dansiteli mikronodüler patern, iki<br />

olguda fibroretiküler patern, yer yer buzlu cam ve subplevral<br />

bal peteği, iki olguda da her iki akciğerde yama<br />

tarzında konsolide alanlar, bir olguda her iki akciğerde<br />

üst ve orta zonda peribronşial septal kalınlaşmalar ve<br />

buzlu cam dansitesi, yer yer bronşektazik alanlar ve bir<br />

olguda da buzlu cam görünümü izlendi. Dört olgumuz<br />

radyolojik, klinik ve patolojik bulgular eşliğinde subakut<br />

HP olarak değerlendirilirken, üç olgumuz da kronik HP<br />

olarak kabul edildi (Tablo 3) (Şekil 1-7).<br />

Şekil 4: Toraks bilgisayarlı tomografide, sağ akciğer üst lob posterior<br />

segment, orta lob ve alt lobun bazal segmentlerinde, sol akciğer üst lob<br />

apikoposterior segment, alt lob apikal segment ve bazal segmentlerinde<br />

yaygın multifokal görünümde konsolider lezyonlar (Olgu 4).<br />

Şekil 5: Toraks bilgisayarlı tomografide, her iki akciğerde ağırlıklı olarak<br />

orta ve alt loblarda yoğunlaşan bronkovasküler distorsiyon bulguları,<br />

minimal traksiyon bronşektazileri oluşturan fibroskatrisyel sekel değişiklikler,<br />

interstisyel buzlu cam görünümleri ve septal kalınlaşmalar (Olgu 5).<br />

Şekil 1: Toraks bilgisayarlı tomografide, bilateral üst lob ve sağ akciğer<br />

alt lob superiorda buzlu cam, bilateral septal kalınlaşmalar (Olgu 1).<br />

Şekil 6: Toraks bilgisayarlı tomografide, her iki akciğerde orta ve alt<br />

loblar düzeyinde belirginlik gösteren, buzlu cam dansitesinde opasite<br />

artımları, retiküler opasiteler, çizgisel atelektazik bantlar (Olgu 6).<br />

Şekil 2: Toraks bilgisayarlı tomografide, her iki akciğerde üst zonda<br />

daha belirgin olarak izlenen yaygın peribronşial kalınlaşma ve tomurcuklanma<br />

şeklinde izlenen buzlu cam dansitesinde nodüler opasite artımları<br />

(Olgu 2).<br />

Şekil 7: Toraks bilgisayarlı tomografide, her iki akciğerde dağınık yerleşimli<br />

çizgisel atelektazik bantlar, yer yer interlobüler septalarda belirginleşmeler,<br />

tanımlanan değişiklikler içerisinde buzlu cam dansitesinde<br />

opasite artımları (Olgu 7).<br />

Şekil 3: Toraks bilgisayarlı tomografide, her iki akciğer üst orta ve alt<br />

zonlarda yaygın içinde hava bronkogramları izlenen pnömonik konsolidasyon,<br />

buzlu cam görümü (Olgu 3).<br />

Klinik, mesleki anamnez dışında iki olguya açık akciğer<br />

biyopsisi, bir olguya bronkoalveoler lavaj (BAL) ile iki<br />

olguya transbronşiyal biyopsi (TBB) ile ve diğer iki olguya<br />

da histopatolojik veri olmaksızın anamnez ve radyolojik<br />

bulgularla HP tanısı kondu. Patolojik olarak non-nekrotik<br />

granülomlar, multinükleer dev hücreler, interstisyel inflamasyon<br />

ve fibrozis, lenfositik infiltrasyon izlendi (Tablo4)<br />

(Şekil 8-10).<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 166


Yedi Olgu Nedeniyle Hipersensitivite Pnömonisi | Anar ve ark.<br />

Tablo 1: Olguların demografik, meslek ve maruziyet özellikleri.<br />

Olgular Yaş Cinsiyet Meslek Sigara Maruziyet Maruziyet<br />

öyküsü<br />

süresi<br />

1 17 E Çiftçilik/hayvancılık yok Kuş besleyici 4 yıl<br />

2 30 E Çiftçilik/hayvancılık 10 pkt/yıl -- 20 yıl<br />

3 52 K Hayvancılık yok -- 3 yıl<br />

4 50 K Öğretmen 20 pkt/yıl Kuş besleyici 2 yıl<br />

5 52 E Oto boyacılığı 40 pkt/yıl Kuş besleyici 4 yıl<br />

6 46 E Kaynakçılık 20 pkt/yıl Kuş besleyici 2 yıl<br />

7 55 K Çiftçilik/hayvancılık yok -- 30 yıl<br />

Tablo 2: Olguların klinik özellikleri.<br />

Olgular Semptom Oskültasyon Semptom süresi Klinik form<br />

1 Nefes darlığı, öksürük Bilat, insp.raller 3 yıl Kronik<br />

2 Nefes darlığı Normal 6 ay Subakut<br />

3 Nefes darlığı, öksürük, ateş Bilat, insp.raller 3 ay Subakut<br />

4 Öksürük, ateş Bilat, insp.raller 2 ay Subakut<br />

5 Nefes darlığı, öksürük, sırt ağrısı Bilat, insp.raller 2 yıl Kronik<br />

6 Nefes darlığı Normal 6 ay Subakut<br />

7 Nefes darlığı, göğüs ağrısı Bilat, insp.raller 2 yıl Kronik<br />

Tablo 3: Olguların laboratuvar ve radyolojik bulguları.<br />

Olgular Arteriel Pa akciğer grafisi YRBT FVC% FEV1% FEV1/FVC% DLCO%<br />

hipoksemi<br />

1 yok 1,3 2,6 36 43 98 36<br />

2 yok 1,2 2,6 70 73 89 35<br />

3 yok 2,4,5 2,4,5 79 84 91 60<br />

4 yok 2,4,5 2,4,5 93 88 82 42<br />

5 yok 2,3,6 2,3,6 53 57 88 35<br />

6 yok 2 1,2 64 78 100 uyumsuz<br />

7 yok 1,2,3 1,2,3,6 uyumsuz -- -- uyumsuz<br />

1: Retikulonodüler patern 2: Buzlu cam 3: Fibrotik değişiklikler<br />

4: Konsolidasyon 5: Yamalı infiltrasyon 6: Peribronşiyal septal kalınlaşma<br />

Tablo 4: Olguların tanı yöntemleri, tedavisi ve prognozu.<br />

Olgular BAL Bulguları TBB Açık akciğer<br />

Tedavi<br />

Prognoz<br />

biyopsisi<br />

Nötrofil Lenfosit Eozinofil CD4/CD8 Maruziyet Steroid<br />

sonlanma<br />

1 kontamine -- -- -- -- 3,4 Evet 0,5mg/kg Stabil<br />

2<br />

%4<br />

multinükleer %14 %8 3 7 -- Hayır 0,5mg/kg Stabil yanıt<br />

dev hücreler<br />

3 %38 %9 %2 -- 1,3,6 -- Evet 0,5mg/kg Tam yanıt<br />

4 kontamine -- -- 1,5 -- Evet 0,5mg/kg Kısmi yanıt<br />

5 %16 %46 %5 0,5 7 -- Evet 0,5mg/kg Stabil<br />

6 kontamine -- -- -- 7 -- Evet Tedavi Kısmi yanıt<br />

verilmedi<br />

7 kontamine -- -- 0,05 -- 1,3,5,6 Evet 0,5mg/kg Stabil<br />

1: Non-nekrotik granulom 2: Multinükleer dev hücreler 3: İnterstisyel inflamasyon 4: Nonspesifik kronik inflamasyon<br />

5: İnterstisyel fibrozis 6: Lenfositik infiltrasyon 7: Nondiagnostik<br />

167 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

Subakut HP olan bir olguya maruziyetin sonlandırılması<br />

dışında herhangi bir medikal tedavi verilmedi. Takipte<br />

tama yakın radyolojik regresyon saptandı. Altı olguya<br />

kortikosteroid tedavi başlandı. Kronik olan üç olguda<br />

stabil yanıt, subakut olan üç olgudan ikisinde tama yakın<br />

yanıt, birinde de stabil yanıt saptandı. Subakut HP olup<br />

takipte stabil olarak değerlendirilen bir olgu dışında diğer<br />

tüm olguların maruziyetleri sonlandırılmıştı.<br />

TARTIŞMA<br />

HP patogenezi; tekrarlayan antijen maruziyeti ve konakçının<br />

antijene karşı duyarlılaşması sonucu pulmoner ve<br />

sistemik belirtilere yol açan immün inflamatuvar yanıttan<br />

oluşmaktadır. Çeşitli antijenlerle tekrarlayan karşılaşmalar<br />

sonucunda tip III ve IV alerjik reaksiyonların aracılığıyla<br />

bu tablo oluşmaktadır. Ekstrensek alerjik alveolit olarak<br />

da adlandırılır. Kuşlara ait organik partiküllerin tekrarlayan<br />

inhalasyonu ile akciğer parankim harabiyeti oluşur.<br />

En sık rastlanılan tiplerinden birisi güvercin besleyici hastalığıdır.<br />

İlk kez 1960 yılında tanımlanmıştır ve güvercin<br />

“avian” protein antijenlerin inhalasyonuna bağlı olarak<br />

oluşur (1,4,5). Bizim olgularımızın çoğunda da güvercin<br />

ile çevresel maruziyet mevcuttu.<br />

Şekil 8: Alveoler alanda granulom benzeri yapılar (H&E X100).<br />

Şekil 9: BAL’da dev hücreler (H&E X200).<br />

Şekil 10: İnterstisyel alanda fibroblast odakları ve yangısal infiltrasyon<br />

(H&E X100).<br />

Klinik tablo hastalığa özgü olmayan ateş, kırıklık, eklem<br />

ağrısı, öksürük nedeniyle gribal infeksiyonla karıştırılmakta,<br />

nefes darlığı giderek artmakta ve ateş antibiyotiğe<br />

cevap vermemektedir. Bu şekliyle hastalık tanınmadığı<br />

takdirde kronik forma geçerek pulmoner fibrozise ilerleyebilir.<br />

Klinik tablonun, atipik pnömoni, toksik toz sendromu,<br />

bronşiyolitis obliterans organize pnömoni (BOOP),<br />

idiyopadik pulmoner fibrozis (İPF) ve granülomatöz hastalıklardan<br />

ayırıcı tanısının yapılması gerekmektedir (6).<br />

Olgularımız da benzer ön tanılarla ünitemize sevk edilmiştir.<br />

HP’de, giderek artan nefes darlığı, bibaziler inspiratuar<br />

raller, egzersizle artan hipoksi, restriktif tip solunum<br />

fonksiyon testi bozukluğu, radyolojide nodüler veya retikülonodüler<br />

opasiteler bulunur.<br />

Diğer birçok akciğer hastalığının tersine, HP olgularının<br />

%80-95’i sigara içmeyen kişilerdir. Ancak nedeni<br />

bilinmeyen bu durum, sigara içen bir hastada HP tanısını<br />

dışlamaya yetecek denli güçlü bir bulgu değildir. Öte<br />

yandan sigara içiminin kronik HP formu ile ilişkili olduğu<br />

ve prognozu kötüleştirdiği de belirtilmektedir (7)<br />

Fizik bakıda sıklıkla takipne, dispne ve her iki akciğerde<br />

duyulan inspiratuvar raller ve bazen de inspiratuvar fazda<br />

duyulabilen martı sesi (squake) bulunur. İnspiratuvar rallerin<br />

görülme sıklığı HP’de 4,5 kat fazladır (8). Bizim olgularımızın<br />

da beşinde fizik muayenesinde inspiratuvar raller<br />

saptanmıştır (Tablo 2).<br />

Genellikle restriktif ventilatuvar defekt saptanır. Düşük<br />

zorlu vital kapasite (FVC), normal ya da yüksek birinci<br />

saniyedeki zorlu ekspirasyon hacmi (FEV1)/FVC oranı<br />

yanında akciğer volümleri düşük bulunabilir (1,2). Ayrıca<br />

karbonmonoksit difüzyon kapasitesi de sıklıkla düşük<br />

bulunmaktadır; bu erken ve duyarlı bir bulgudur. Difüzyon<br />

testi sonucunun normal bulunma oranı, HP çalışmasında<br />

%22 olarak saptanmıştır (7). Sigara içmeyen HP<br />

olgularda obstrüktif ventilatuvar defekt saptanması, hava<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 168


Yedi Olgu Nedeniyle Hipersensitivite Pnömonisi | Anar ve ark.<br />

yollarındaki granülomatöz yangıya ya da eşlik eden amfizeme<br />

bağlı olabilir. Bizim olgularımızda da hemen hemen<br />

hepsinde restriktif tipte ventilatuvar defekt saptanmıştır.<br />

Toraks yüksek çözünürlüklü bilgisayarlı tomografisinde<br />

(YÇBT) HP tanısından kuşkulanılmasına yardımcı olacak<br />

patolojik bulgular, buzlu cam dansitesi, mikronodüller<br />

(sıklıkla sekonder pulmoner lobül merkezinde sentrlobüler),<br />

mozaik atenüasyon, amfizem ve balpeteği görünümleridir<br />

(1,2). Bizim olgularımızda en sık görülen radyolojik<br />

patern ise buzlu cam ve peribronşial septal kalınlaşma idi.<br />

Son yayınlanan literatürlerde bazı majör ve minör kriterler<br />

tanımlanmış ve HP tanısı için major kriterlerin tamamı ve<br />

en az 4 minör kriter gereklidir. Majör kriterler; 1-HP ile<br />

uyumlu semptomlar, 2-Antijenle temas öyküsü veya serumda<br />

presipitan antikor ve/veya BAL'da antikor varlığı,<br />

3-HP ile uyumlu radyolojik bulguların olması. Minör kriterler<br />

ise; 1-Bibaziler raller, 2-Egzersiz veya istirahatte<br />

hipoksemi, 3-DLCO'da azalma, 4-BAL da lenfositoz, 5-<br />

HP ile uyumlu histolojik değişiklikler, 6-Pozitif doğal provakasyon<br />

olarak bildirilmiştir (9). Olgularımızın çoğunda<br />

da hem minör hem de majör kriterler mevcut iken yalnızca<br />

iki olgumuza mesleksel ve klinik ve radyolojik bulgular<br />

doğrultusunda tanı konulmuştur. Warren ve ark. (10) BAL,<br />

bronş hiperreaktivitesi ve TBB gibi tetkiklerin pratik uygulamada<br />

çok gerekli olmadığını, akut maruziyet ajanının<br />

belli olduğu ve ajandan uzaklaşmakla kliniğin düzeldiği<br />

olgularda (bizim iki olgumuzda olduğu gibi) en muhtemel<br />

tanının klinik olarak konulabileceğini bildirmişlerdir. Aynı<br />

şekilde Meyer ve ark. (11), açık akciğer biyopsisi sonucu<br />

fibrozis olarak gelen olgularında, geriye dönülerek hastalık<br />

öyküsü derinleştirildiğinde kuş maruziyeti olması ile<br />

tanı sağlandığını bildirmişlerdir. Tabak ve ark. (12), tanıda<br />

en önemli noktanın semptomlar ile maruziyet arasındaki<br />

ilişkiyi ortaya koyan öykü olduğunu bildirmektedirler.<br />

Türkiye’den bildirilen olguların değerlendirildiği bir seride,<br />

HP olgularının sıklıkla evde güvercin besleyen kişiler olduğu,<br />

işyeri ile ilişkilendirilen az sayıda olgudan üçünün<br />

çiftçi akciğeri, ikisinin arşiv memuru akciğeri olarak tanı<br />

aldığı ve riskli işyerlerinde gerçekleştirilen az sayıdaki<br />

tarama çalışmasında HP tanısı yönünden negatif sonuçlar<br />

bulunduğu belirtilmektedir (13). Mesleksel kaynaklı HP<br />

olarak bildirilen olguların az sayıda olması, hem özellikleri<br />

yaygın olarak bilinmeyen bu hastalığın doktorların ayırıcı<br />

tanı listelerinde yer almaması ve tanı gereçlerinin yeterince<br />

kullanılamaması, hem de tanı koymak için zorunlu<br />

olan meslek öyküsünün gereğince alınmaması rol oynamış<br />

olabilir. İki olgumuzda da maruziyetin olması, ajandan<br />

uzaklaşma ile yakınmalarda azalma olması ve radyolojik<br />

olarak bulguların uyumlu olması üzerine ileri girişimsel<br />

yöntemlere tekrar gidilmemiştir.<br />

Türkiye’den bildirilen HP olgularında en sık form kronik<br />

HP (%58,8) olarak saptanmıştır (13). Bizim de bu yedi<br />

olgunun içinde üç olgu kronik form olarak değerlendirildi.<br />

Sağ kalım oranı daha düşük ve temas kesilse de tedaviye<br />

yanıt şansı daha az olan bu formun daha sık olması,<br />

mesleksel temasa karşın akut ve subakut formların göz<br />

ardı edilmesinden ve dolayısıyla tanının gecikmesinden<br />

kaynaklanıyor olabilir. Kronik formu idiyopatik pulmoner<br />

fibrozisten ayırmak çok zaman güçtür, burada da yine<br />

meslek sorgulaması önem kazanır.<br />

Hastalığın prognozunu tahmin etmek zordur. HP tedavisinde<br />

anahtar rol antijenden sakınmaktır. Antijenden<br />

sakınma hastalığın regresyonunu sağlarken, bazı şiddetli<br />

hastalarda kortikosteroid tedavisi gerekebilir ve klinik<br />

bulguların düzelmesini hızlandırır. Olgularımızın biri dışında<br />

hepsinde maruziyet sonlandırılmıştır. Hatta bir olguda<br />

steroid tedavisi verilmeksizin maruziyet sonlandırma<br />

ile kısmi yanıt sağlanmıştır. Bir olgumuzda ise hem maruziyet<br />

sonlanma hem de steroid tedavisi ile tam yanıt sağlanmıştır.<br />

Sonuç olarak, dikkatli çevresel maruziyet araştırılması ile<br />

tanı konulabilir ve önlenebilir bir hastalık olan HP’nin<br />

önemini vurgulamak istedik. Ayrıca meslek sorgulamasının<br />

gereğince yapılması halinde, tanısal çalışmalar sonucunda<br />

HP tanısı almış bir hasta sayesinde yeni bir mesleğin<br />

de riskli işler arasında yer alabileceği ve daha başka<br />

çalışanların bu hastalıktan korunması ya da erken tanı ve<br />

tedavisinin sağlanabileceği unutulmamalıdır.<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - F.D.Ü., C.A., E.Y., Z.A.; Tasarım ve Dizayn - C.A.,<br />

F.D.Ü., E.Y., Z.A.; Denetleme - C.A., F.D.Ü., E.Y., Z.A.;<br />

Kaynaklar - F.D.Ü., Z.A., E.Y., C.A.; Malzemeler - F.D.Ü.,<br />

C.A., Z.A., E.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.D.Ü.,<br />

C.A., Z.A., E.Y.; Analiz ve/veya Yorum - C.A., F.D.Ü.,<br />

Z.A., E.Y.; Literatür Taraması - C.A., F.D.Ü., Z.A., E.Y.;<br />

Yazıyı Yazan - C.A., F.D.Ü., Z.A., E.Y.; Eleştirel İnceleme<br />

- C.A., F.D.Ü., Z.A., E.Y.<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Uzun O. Hipersensitivite pnömonisi. In: Tabak L, Özdemir<br />

Kumbasar Ö, eds. Diffüz parankimal akciğer hastalıkları.<br />

İstanbul: AVES yayıncılık; 2013:123-42.<br />

169 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

2. Enelow RI. Hypersensitivity pneumonitis. In: Fishman AP,<br />

Elias JA, eds. Fishman’s pulmonary diseases and disorders.<br />

4th ed. Philadelphia: Mc Graw Hill; 2008:1161-72.<br />

3. Mohr LC. Hypersensitivity pneumonitis. Curr Opin Pulm<br />

Med 2004, 10:401–11. [CrossRef]<br />

4. Küpeli E, Karnak D. Hipersensitivite pnömonisi. Tüberküloz<br />

ve Toraks Dergisi 2011; 59:194-204. [CrossRef]<br />

5. Gayaf M, Karasu I Çakan A, Özsöz A, Aydoğdu Z. Güvercin<br />

besleyici hastalığı (Hipersensitivite Pnömonisi). Solunum<br />

Dergisi 2010; 12:47–51.<br />

6. Topu Z, Çiledağ A, Gürkan ÖU, Çelik G, Sak SD, Numanoğlu<br />

N. Güvercin temas öyküsü olan bir bronşiolitis<br />

obliterans organize pnömoni (BOOP) olgusu. Solunum<br />

2002; 4:479-83.<br />

7. Ohtsuka Y1, Munakata M, Tanimura K, Ukita H, Kusaka<br />

H, Masaki Y, et al. Smoking promotes insidious and<br />

chronic farmer’s lung disease, and deteriorates clinical<br />

outcome. Intern Med 1995; 34:966-71. [CrossRef]<br />

8. Lacasse Y, Selman M, Costabel U, Dalphin JC, Ando M,<br />

Morell F, et al. HP Study Group. Clinical diagnosis of hypersensitivity<br />

pneumonitis. Am J Respir Crit Care Med<br />

2003; 168: 952-958. [CrossRef]<br />

9. Rose CS. Hypersensitivity pneumonitis. In Murray JF,<br />

Nadel JA, eds. Textbook of respiratory medicine.<br />

Philadelphia: W.B Saunders; 2000;1867-84.<br />

10. Warren WP. Hypersensitivity pneumonitis due to budgerigars.<br />

Chest 1972; 62:170-4.<br />

11. Meyer FJ, Bauer, Costabel U. Feather wreath lung:<br />

Chasing a dead bird. Eur Respir J 1996; 9:1323-4.<br />

[CrossRef]<br />

12. Tabak L. Eozinofilik akciğer hastalıkları. Arseven O ed.<br />

Akciğer Hastalıkları. İstanbul: Nobel Tıp Kitabevleri;<br />

2002:361-9.<br />

13. Çımrın AH, Göksel Ö, Demirel YS. General aspects of<br />

hypersensitivity pneumonitis in Turkey. Tüberküloz ve Toraks<br />

Dergisi 2010; 58:242-51. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 170


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):171-174 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.19970<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Neslihan Özçelik 1 , <strong>Yıl</strong>maz Bülbül 1 , Savaş Özsu 1 , Ümit Çobanoğlu 2<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Sarkoidoz, non-kazeifiye epiteloid granülomlarla<br />

seyreden ve etyolojisi bilinmeyen multisistemik bir<br />

hastalıktır. Deri tutulumu hastaların % 9-37 kadarında<br />

ve hastalığın herhangi bir evresinde karşımıza<br />

çıkabilmektedir. Sarkoidozda en sık makülopapüler<br />

kutanöz lezyonlar görülmekle birlikte, nadiren diğer<br />

formlarda deri lezyonları da izlenebilmektedir. Burada,<br />

sarkoidoz tanısı ile izlenen bir hastada ortaya çıkan<br />

psoriyazis benzeri deri lezyonları nedeniyle olgu literatür<br />

eşliğinde sunulmuştur.<br />

Anahtar Sözcükler: Sarkoidoz, psoriyazis, deri tutulumu.<br />

Sarkoidoz, non-kazeifiye epiteloid granülomlarla<br />

seyreden ve etyolojisi bilinmeyen multisistemik bir<br />

hastalıktır. Solunum sistemi, göz, deri, lenfatik<br />

sistem, kemik ve karaciğer tutulumu sık görülür.<br />

Deri tutulumu, hastaların % 9–37 kadarında ve<br />

hastalığın herhangi bir evresinde karşımıza çıka-<br />

1 Karadeniz Teknik Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları<br />

Anabilim Dalı, Trabzon<br />

2 Karadeniz Teknik Üniversitesi Tıp Fakültesi, Tıbbi Patoloji Anabilim<br />

Dalı, Trabzon<br />

Sarcoidosis, is a multisystem disease with unknown<br />

etiology and non-caseating epithelioid granulomas<br />

and fibrosis. Skin involvement occurs up to 9-37% of<br />

patients and may present at any stage of the disease.<br />

The most common maculopapular cutaneous lesions<br />

is experienced in sarcoidosis and although rarely also<br />

monitored in other forms of skin lesions. In this study,<br />

a patient diagnosed with sarcoidosis with psoriasislike<br />

skin lesions has been discussed.<br />

Key words: Sarcoidosis, psoriasis, skin involvement.<br />

bilmektedir (1). Sarkoidozda en sık makülopapüler<br />

kutanöz lezyonlar görülmekle birlikte, nadiren<br />

diğer formlarda deri lezyonları da izlenebilmektedir<br />

(2). Deri lezyonları hem diyagnostik hem de prognostik<br />

açıdan önem taşımaktadır.<br />

1 Department of Pulmonary Medicine, Karadeniz Technical<br />

University Faculty of Medicine, Trabzon, Turkey<br />

2 Department of Pathology, Karadeniz Technical University<br />

Faculty of Medicine, Trabzon, Turkey<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 31.10.2014 Kabul tarihi (Accepted): 08.01.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Neslihan Özçelik, Karadeniz Teknik Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Trabzon<br />

e-mail: ozcelik.nesli@gmail.com<br />

171


Respiratory Case Reports<br />

OLGU<br />

Hepatit B virüs taşıyıcılığı ve 10 paket/yıl sigara öyküsü<br />

olan 45 yaşındaki erkek hasta, mediastende lenf nodlarının<br />

saptanması nedeniyle 2007 yılında polikliniğimize<br />

sevk edilmiş ve o dönemde yapılan bronkoskopi ve bronkoalveoler<br />

lavaj sonucunun (spesifik ve nonspesifik kültür,<br />

sitopatolojik inceleme) tanısal olmaması üzerine mediastinoskopi<br />

yapılmış ve takiben non nekrotizan granulomatöz<br />

lenfadenit saptanarak sarkoidoz tanısı almış (Şekil 1).<br />

Evre–I sarkoidoz tanısı ile takibe alınan hastanın sonraki<br />

dönemde aralıklarla ve giderek artan döküntülü deri<br />

lezyonları ortaya çıkmaya başlamış. Özellikle baş boyun<br />

bölgesi ve üst ekstremitelerde daha yoğun olan lezyonlarında<br />

son zamanlarda artış olması nedeniyle dermatoloji<br />

polikliniğine başvurmuş ve hastada psoriyazis düşünülerek<br />

2013 yılında deri biyopsisi yapılmış. Patoloji sonucu<br />

langhans dev hücresi içeren, nekroz içermeyen, kompakt<br />

histiyosit topluluklarının oluşturduğu granülomatöz iltihap<br />

olarak raporlanması üzerine hasta tarafımıza yönlendirilmişti.<br />

Hastanın fizik muayenesinde yüz, saçlı deri, sırt, omuzlar<br />

ve kollarda yaygın olarak eritemli, maküler plak tarzında<br />

ve yer yer skuamlı lezyonları mevcuttu (Şekil 2 ve 3). Solunum<br />

sistemi muayenesi ve diğer sistem muayeneleri<br />

normal olarak değerlendirildi. Akciğer grafisinde bilateral<br />

hiler genişleme (Şekil 4), akciğer tomografisinde bilateral<br />

hiler, subkarinal multipl lenfadenopatiler saptandı (Şekil 5<br />

ve 6). Solunum fonksiyon testleri normal [FEV1/FVC %86,<br />

FEV1: 3 L (%86), FVC: 3,5 L (%85) ve DLCO: %85] olarak<br />

değerlendirildi. Eritrosit sedimantasyon hızı yüksek (90<br />

mm/saat), anjiyotensin konverting enzim (ACE) düzeyi<br />

artmış (121 mg/dl) bulundu. Diğer laboratuvar incelemeleri<br />

(tam kan sayımı, biyokimya ve idrar analizi, kollagen<br />

doku belirteçleri) normal olarak değerlendirildi. Deri biyopsi<br />

örneğinin tüberküloz mikroskopisi ve kültürü, ayrıca<br />

tüberkülin deri testi negatif bulundu.<br />

Şekil 2: Hastanın sırtında yaygın eritemli, maküler plak tarzında ve yer<br />

yer skuamlı lezyonlar.<br />

Şekil 3: PA akciğer grafisinde sağda belirgin bilateral hiler genişleme.<br />

Şekil 1: Mediastinoskopi eşliğinde alınan lenf nodu örneğinin patolojik<br />

incelemesinde lenf nodu yapısını geniş alanlarda ortadan kaldıran<br />

epiteloid histiyositlerden oluşan granülom odakları izlendi, nekroz saptanmadı.<br />

Şekil 4: Bilgisayarlı toraks tomografisinde belirgin büyümüş hiler lenf<br />

nodları.<br />

Mevcut veriler ışığında hasta yaygın deri tutulumlu Evre-I<br />

sarkoidoz olarak değerlendirildi. Lezyonların belirgin<br />

estetik sorun oluşturması ve yaşam kalitesini etkilemesi<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 172


Psöriyazis Benzeri Deri Tutulumu Yapan Sarkoidoz Olgusu | Özçelik ve ark.<br />

nedeniyle sistemik steroid tedavisi planlandı. HBV taşıyıcısı<br />

olması nedeni ile gastroenteroloji ile konsülte edildi ve<br />

sonrasında 40 mg/gün metil prednizolon tedavisi başlandı.<br />

Tedavinin birinci ayında yapılan kontrollerinde lezyonların<br />

belirgin şekilde gerilediği gözlendi.<br />

göstermekteydi ve literatürde bildirilene benzer olarak<br />

lezyonlar hastanın baş, boyun bölgesi, üst ekstremiteler ve<br />

üst gövdede daha yoğun olarak yerleşmişti.<br />

Yanardağ ve ark.’nın (5) 170 kutanöz sarkoidoz olgusunu<br />

kapsayan çalışmalarında kadın hastalarda deri tutulumu<br />

daha fazla (%80 kadın, %20 erkek) ve psoriyazis benzeri<br />

deri lezyonu olan hasta oranı ise %0,9 olarak bulunmuştur.<br />

Hastalar sistemik tutulum olmaksızın sadece deri<br />

bulgularıyla da başvurabilmektedirler (8). Çok değişik<br />

morfolojilerde deri lezyonları görülmesi nedeniyle deri<br />

sarkoidozu ‘büyük taklitçi’ olarak da tanımlanmaktadır (9).<br />

Şekil 6: Bilgisayarlı toraks tomografisinde normal akciğer parankimi.<br />

Şekil 5: Hastanın yüz ve göğüs bölgesinde yaygın eritemli, maküler plak<br />

tarzında lezyonlar.<br />

TARTIŞMA<br />

Sistemik sarkoidozlu hastalarda %37’ye varan oranlarda<br />

ve değişen formlarda deri tutulumu görülebilmektedir (3).<br />

Lezyonlar hastalığın herhangi bir evresinde ortaya çıkabilmekle<br />

birlikte hastamızda olduğu gibi genellikle hastalığın<br />

başlangıcından itibaren izlenmektedir (4). Deri lezyonları<br />

spesifik ve nonspesifik lezyonlar olarak sınıflandırılmaktadır<br />

(5). Sarkoidozun spesifik lezyonları histopatolojik<br />

olarak granülomatöz bir yapı gösterirken, nonspesifik<br />

lezyonlarında ise inflamatuvar yanıt izlenir. Makül, papül,<br />

nodül, plak, subkutan nodül, infiltre skar ve lupus pernio<br />

gibi lezyonlar sarkoidoza spesifik lezyonlar kapsamında<br />

değerlendirilirken; eritema nodozum, iktiyoz, eritema<br />

multiforme, eritrodermi, pruritis, kalsifikasyonlar ve Sweet<br />

sendromu gibi lezyonlar ise nonspesifik deri lezyonları<br />

olarak değerlendirmektedir (5). Sarkoidozda en sık görülen<br />

deri lezyonu, non-spesifik bir lezyon olan eritema<br />

nodosumdur (6). Spesifik kutanöz sarkoidoz lezyonları<br />

olarak da en sık makülopapüler lezyonlar ile karşılaşılmaktadır<br />

(2). Lezyonlar sıklıkla baş, boyun, sırt, ekstremiteler<br />

ve nadiren oral kavitede yerleşmektedirler (7). Hastamızda<br />

saptanan sarkoidoza spesifik deri lezyonları,<br />

yukarıda belirtildiği üzere granülomatöz iltihap özellikleri<br />

Kutanöz sarkoidoz lezyonları; granülomatöz rozasea,<br />

psoriyazis, nodüler neoplazmlar, diskoid lupus eritematozus,<br />

morfea, anüler sifiliz, lupus vulgaris vb. gibi dermatolojik<br />

tablolarla kolaylıkla karışabilmektedir (10). Bu nedenle<br />

ayırıcı tanı konusunda dikkatli olunması gerekmektedir.<br />

Ayrıca bu hastaları çoğunlukla ilk olarak değerlendiren<br />

hekimler olan dermatologların, hastayı sistemik<br />

tutulum açısından değerlendirmesi önem arz etmektedir.<br />

Tanıda punch biyopsi oldukça kolay ve güvenilir bir yöntemdir<br />

(11). Ancak granülomatöz iltihap yapan diğer<br />

hastalıklar tüberküloz, atipik mikobakteri enfeksiyonları,<br />

fungal enfeksiyonlar, yabancı cisim reaksiyonları ve romatoid<br />

nodüller histopatolojik ayırıcı tanıda göz önünde<br />

bulundurulmalıdır (3,12). Bu kapsamda muhtemel enfeksiyöz<br />

nedenleri dışlamak için alınan örneklerin spesifik ve<br />

nonspesifik kültürü, serolojik değerlendirme, tüberkülin<br />

testi, serum ACE düzeyi yardımcı olabilir. Özellikle spesifik<br />

deri tutulumu olan hastalarda ACE düzeyi belirgin<br />

olarak yüksek bulunmuştur (11). Bir çalışmada sarkoidoz<br />

deri tutulumu olan hastalar ile psöriyazis olguları karşılaştırılmış<br />

ve sarkoidozda ACE düzeyleri daha yüksek bulunmuştur<br />

(13). Yapılan başka bir çalışmada kutanöz sarkoidozlu<br />

hastalarda ACE düzeyi % 75 oranında yüksek saptanmıştır<br />

(14). Hastamızda da ACE düzeyi belirgin yüksek<br />

bulunmuş, olası enfeksiyöz etkenleri dışlamak için spesifik<br />

173 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

ve nonspesfik kültür incelemeleri, tüberkülin testi, immünolojik<br />

hastalıkların ekarte edilmesi açısından kollagen<br />

doku belirteçleri negatif sonuçlanmıştır.<br />

Psoriyazis, sarkoidoz gibi henüz nedeni bilinmeyen hastalıklar<br />

arasındaki yerini korumaktadır. Hastalarda histopatolojik<br />

olarak lenfosit ve monositlerden zengin dermal<br />

infiltrasyon ve ödem; stratum korneumda ya da hemen<br />

altında yerleşen polimorfonükleer lökositlerden oluşan<br />

epidermal mikroabseler (Munro mikroabseleri) gözlenir<br />

(15). Literatürde sarkoidoz ve psoriyazis birlikteliğinden<br />

bahseden yeterli çalışma mevcut değildir. Dolayısı ile her<br />

iki hastalığın immün mekanizmasına ilişkin daha kapsamlı<br />

araştırmalara ihtiyaç olduğu açıktır.<br />

Kutanöz sarkoidozda standart tedavi, kortikosteroidler,<br />

antimalaryal ilaçlar, metotreksat, tetrasiklinler ve inatçı<br />

olgularda TNF-alfa inhibitörlerini içermektedir (10). Yapılan<br />

bir çalışmada 20–40 mg/gün oral kortikosteroid<br />

dozuyla tedavinin başlangıcından 4–8 hafta sonra lezyonlarda<br />

düzelme olduğu gözlenmiştir (16). Ancak tedavi<br />

edilmeksizin de sarkoidoz deri lezyonları kendiliğinden<br />

gerileyebilir (8). Tedavi genellikle yüz güldürücüdür ve<br />

hastamızda olduğu gibi birçok olguda tedavi ile iyi sonuçlar<br />

alınabilmektedir.<br />

Sonuç olarak, sarkoidoz hastalarında oldukça farklı<br />

spektrumlarda deri lezyonları ile karşılaşılabilmektedir. Bu<br />

hastalarda belirtilen deri lezyonlarının ayırıcı tanısının ve<br />

sarkoidoz ile ilişkisinin ortaya konulmasında deri biyopsisinin<br />

oldukça değerli bir araç olduğu unutulmamalıdır.<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - N.Ö., Y.B., S.Ö., Ü.Ç.; Tasarım ve Dizayn - N.Ö.,<br />

Y.B., S.Ö., Ü.Ç.; Denetleme - N.Ö., Y.B., S.Ö., Ü.Ç.;<br />

Kaynaklar - N.Ö., Y.B., S.Ö.; Malzemeler - N.Ö., Y.B.,<br />

Ü.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - N.Ö., Y.B.; Analiz<br />

ve/veya Yorum - N.Ö., Y.B., S.Ö.; Literatür Taraması -<br />

N.Ö.; Yazıyı Yazan - N.Ö., Y.B.; Eleştirel İnceleme - Y.B.,<br />

S.Ö.<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Olive KE, Kataria YP. Cutaneous manifestations of sarcoidosis.<br />

Relationships to other organ system involvement,<br />

abnormal laboratory measurements, and disease course.<br />

Arch Intern Med 1985; 145:1811-4.<br />

2. Mana J, Marcoval J, Graells J, Salazar A, Peyri J, Pujol R.<br />

Cutaneous involvement in sarcoidosis. Relationship to<br />

systemic disease. Arch Dermatol 1997; 133:882-8.<br />

[CrossRef]<br />

3. English JC 3rd, Patel PJ, Greer KE. Sarcoidosis. J Am<br />

Acad Dermatol 2001; 44:725-43. [CrossRef]<br />

4. Tchernev G. Cutaneous sarcoidosis: the "great imitator":<br />

etiopathogenesis, morphology, differential diagnosis, and<br />

clinical management. Am J Clin Dermatol 2006; 7:375-<br />

82.4. [CrossRef]<br />

5. Yanardag H, Pamuk ON, Karayel T. Cutaneous involvement<br />

in sarcoidosis: analysis of the features in 170 patients.<br />

Respir Med 2003; 97:978-82. [CrossRef]<br />

6. Belfer MH, Stevens RW. Sarcoidosis: a primary care review.<br />

Am Fam Physician 1998; 58:2041-50, 55-6.<br />

7. Elgart ML. Cutaneous sarcoidosis: definitions and types<br />

of lesions. Clin Dermatol 1986; 4:35-45. [CrossRef]<br />

8. Atakan M, Gürel MS, Kiremitçi Ü, Erdoğan S. Kutanöz<br />

Sarkoidoz. İstanbul Tıp Dergisi 2006; 3:40-3.<br />

9. Katta R. Cutaneous sarcoidosis: a dermatologic<br />

masquerader. Am Fam Physician 2002; 65:1581-4.<br />

10. Lodha S, Sanchez M, Prystowsky S. Sarcoidosis of the skin:<br />

a review for the pulmonologist. Chest 2009; 136:583-<br />

96. [CrossRef]<br />

11. Yanardag H, Tetikkurt C, Bilir M, Demirci S, Iscimen A.<br />

Diagnosis of cutaneous sarcoidosis; clinical and the<br />

prognostic significance of skin lesions. Multidiscip Respir<br />

Med 2013; 8:26. [CrossRef]<br />

12. Marchell RM, Judson MA. Chronic cutaneous lesions of<br />

sarcoidosis. Clin Dermatol 2007; 25:295-302.<br />

[CrossRef]<br />

13. Thestrup-Pedersen K, Romer FK, Jensen JH, Brodthagen<br />

H. Serum angiotensin-converting enzyme in sarcoidosis<br />

and psoriasis. Arch Dermatol Res 1984; 277:16-8.<br />

[CrossRef]<br />

14. Aydoğan K, Aydın Y, Adım ŞB, Günay IT, Sarıcaoğlu H,<br />

Başkan EB, et al. Kutanöz sarkoidozlu 27 hastanın retrospektif<br />

analizi. Turkderm 2013; 47:148-54. [CrossRef]<br />

15. Barker JN. Pathogenesis of psoriasis. J Dermatol 1998;<br />

25:778-81. [CrossRef]<br />

16. Ahmed I, Harshad SR. Subcutaneous sarcoidosis: is it a<br />

specific subset of cutaneous sarcoidosis frequently associated<br />

with systemic disease? J Am Acad Dermatol 2006;<br />

54:55-60. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 174


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):175-179 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.84856<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Nurhan Sarıoğlu 1 , Gülen Demirpolat 2 , Fuat Erel 1 , Mehmet Köse 1 , Bahar Yanık 2<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Churg-Straus sendromu (CSS); astım, eozinofili ve<br />

ekstravasküler eozinofilik granülomlar ile seyreden,<br />

nadir bir sistemik vaskülittir. Her yaşta görülebilmekle<br />

birlikte en sık 38-50 yaş aralığında görülür. Bu yazıda<br />

ileri yaşta görülen bir CSS olgusu sunulmuştur. Yetmiş<br />

yedi yaşında erkek hasta, pnömoni tanısıyla başka bir<br />

merkezde üç haftalık nonspesifik antibiyoterapiye<br />

yanıt alınamaması üzerine hastanemize gönderilmişti.<br />

Dört yıldır astım tanısıyla izlenmekte, üç aydır nefes<br />

darlığında artış, iki kez astım ve pnömoni tanısıyla<br />

hastanede yatışı mevcuttu. PA Akciğer grafisinde dört<br />

ay önceki grafilerle karşılaştırıldığında yer değiştiren<br />

konsolidasyon alanları izlendi. Toraks bilgisayarlı<br />

tomografide (BT) her iki akciğerde yamalı infiltrasyon<br />

alanları görüldü. Bronkoalveoler lavajda eozinofili<br />

saptandı. Elektromiyografide mononöritis multipleks,<br />

paranazal sinüs BT de kronik sinüzit bulguları izlendi.<br />

Amerikan Romatoloji Derneği ölçütleri ile CSS tanısı<br />

konuldu. Steroid tedavi ile klinik, radyoloji ve laboratuvar<br />

bulgularında iyileşme gözlendi.<br />

Anahtar Sözcükler: Churg-Strauss sendromu, eozinofili,<br />

mononöritis multipleks.<br />

Yeni adı Eozinofilik Granülomatöz Polianjit (EGPA)<br />

olarak tanımlanan Churg-Strauss Sendromu (CSS)<br />

ilk kez 1951’de Churg ve Strauss tarafından astım,<br />

hipereozinofili ve vaskülitin eşlik ettiği olgularda<br />

tanımlanmıştır (1,2). Son yıllarda kontrol altına<br />

alınmayan ciddi astım olgularında vasküler inflamasyonun<br />

CSS gelişimine yol açtığı üzerinde durulmaktadır.<br />

Bu hastaların doku ve serumlarında<br />

Churg-Strauss syndrome (CSS) is a rare systemic<br />

vasculitis, characterized by asthma, eosinophilia and<br />

extravascular granulomas. It can affect anyone at any<br />

age; however, it is most commonly seen in patients<br />

aged between 38 and 50. In this paper, we report a<br />

case of CSS presenting in advanced age. A 77-yearold<br />

male patient was referred our hospital because<br />

his pneumonia had not responded to treatment for<br />

three weeks. He had history of asthma for four years<br />

and his breathlessness was aggravated in the previous<br />

three months. He was twice hospitalized with<br />

asthma and pneumonia. Migratory consolidations<br />

were seen on the chest x-ray when compared with the<br />

previous four months graphics. Patchy consolidation<br />

areas were seen on the thorax-computed tomography<br />

(CT). Eosinophilia was detected in bronchoalveolar<br />

lavage. Chronic sinusitis was seen on a paranasal CT<br />

and mononeuritis multiplex was detected using electromyography.<br />

The patient was diagnosed as CSS<br />

according to the criteria of the American Rheumatology<br />

Committee. Clinical, radiological and laboratory<br />

findings were significantly recovered with corticosteroid<br />

treatment.<br />

Key words: Churg-Strauss syndrome, eosinophilia,<br />

mononeuritis multiplex.<br />

IL-4, IL-5 ve IL-13 gibi sitokinlerin yüksek bulunması<br />

Th2 yanıtının arttığını göstermektedir (3).<br />

Allerjik bronkopulmoner aspergillozis gibi CSS’nin<br />

de farklı bir eozinofilik astım endotipi olabileceği<br />

öne sürülmektedir (4). Bu yazıda, 4 yıldır astım<br />

tanısıyla tedavi almakta iken son 4 aydır semptomlarda<br />

kötüleşme, sık alevlenmeler ile başvuran ileri<br />

yaşta bir CSS olgusu sunulmuştur.<br />

1 Balıkesir Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim<br />

1 Department of Pulmonology, Balıkesir University Faculty of<br />

Dalı, Balıkesir<br />

Medicine, Balıkesir, Turkey<br />

2 Balıkesir Üniversitesi Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim Dalı, Balıkesir<br />

Medicine, Balıkesir, Turkey<br />

2 Department of Radiology, Balıkesir University Faculty of<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 23.10.2014 Kabul tarihi (Accepted): 13.02.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Nurhan Sarıoğlu, Balıkesir Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı,<br />

Balıkesir<br />

e-mail: nurhangencer@hotmail.com<br />

175


Respiratory Case Reports<br />

OLGU<br />

Yetmiş yedi yaşında erkek hasta, astım ve pnömoni tanısıyla<br />

başka bir merkezde üç hafta süreyle izlenmiş, nonspesifik<br />

antibiyoterapiye yanıt alınamaması üzerine hastanemize<br />

sevk edilmişti. Dört yıldır astımı olan hastanın 10<br />

paket/yıl sigara öyküsü vardı. Son 3 aydır nefes darlığında<br />

artış, 2 kez astım ve pnömoni tanısıyla hastanede yatışı<br />

mevcuttu. Bir kaç kez atak nedeniyle acil başvurusu olmuştu.<br />

Ayrıca halsizlik, iştahsızlık yakınmaları olup son 3<br />

ayda 5 kg kadar kilo kaybı tanımlıyordu. Fizik bakıda<br />

genel durumu orta, vital bulguları stabildi. Solunum sistemi<br />

muayenesinde bilateral yaygın ekspiratuar ronküsler<br />

ve bazallerde ince raller duyulmaktaydı. PA Akciğer grafisinde<br />

iki taraflı infiltrasyon alanları izlendi (Şekil 1). Dört<br />

ay önceki akciğer grafisinde izlenen sağ üst zondaki konsolide<br />

alanın kaybolduğu görüldü (Şekil 2). Solunum<br />

fonksiyon testlerinde: FVC: 2,65 L (%73), FEV1: 1,55 L<br />

(%57), FEV1/FVC: %58, erken reverzibilite testi pozitif<br />

olarak bulundu. Laboratuvar tetkiklerinde; eritrosit sedimentasyon<br />

hızı (ESH): 63 mm/saat, C-reaktif protein<br />

(CRP): 42,6 mg/L, hemoglobin: 12,7 gr/dl, hemotokrit:<br />

%38,4, lökosit: 10.100/mm 3 , total eozinofil sayısı:1.000/mm<br />

3 (%10), trombosit: 291.000/mm 3 saptandı.<br />

Tam idrar tetkiki normaldi. Serum total IgE düzeyi 315,5<br />

IU/mL olarak bulundu. Antinükleer antikor (ANA), antidouble<br />

stranded DNA (anti-ds DNA), p-ANCA ve c-<br />

ANCA negatif saptandı. Arter kan gazında hafif hipoksemi<br />

gözlendi.<br />

Toraks bilgisayarlı tomografide (BT) her iki akciğerde<br />

yamalı tarzda daha çok periferal yerleşimli, konsolidasyon<br />

şeklinde ve yer yer buzlu cam dansitesinde infiltrasyon<br />

alanları izlendi (Şekil 3). Bronkoskopide endobronşial<br />

lezyon izlenmedi, bronkoalveoler lavajda (BAL) eozinofili<br />

(%20) saptandı. Balgam ARB direk bakı 2 kez negatif,<br />

bronş lavajı ARB bakısı negatif gözlendi ve kültürde üreme<br />

olmadı. İki kez bakılan gaita parazit incelemesinde<br />

parazit saptanmadı. Aeroallerjenlerle yapılan deri prick<br />

testi negatif bulundu. Her iki alt ekstremitede yanma ve<br />

uyuşma tanımlayan hastanın yapılan elektromiyografisinde<br />

(EMG) mononöritis multipleks saptandı. Sinüs patolojisi<br />

açısından kulak burun boğaz polikliniği tarafından<br />

değerlendirildi. Paranazal sinüs BT'de kronik sinüzit bulguları<br />

saptandı. Astım, sinüzit, PA akciğer grafi bulguları,<br />

nöropati ve BAL bulguları ile CSS tanısı konularak steroid<br />

(1 mg/kg/gün ve gittikçe azaltılarak) tedavisi başlandı.<br />

Tedavinin birinci ayında ESH: 18 mm/saat, CRP: 1 mg/dl,<br />

klinik ve radyolojik bulgularda tama yakın iyileşme saptandı.<br />

Üçüncü ayda kontrol toraks BT’sinde buzlu cam ve<br />

konsolidasyon alanlarının tamamen ortadan kalktığı gözlendi<br />

(Şekil 4). Bir buçuk yıldır tedavi altında halen düşük<br />

doz steroid almakta olan hasta sorunsuz izlenmektedir.<br />

Şekil 1: Başvuru sırasındaki PA akciğer grafisi.<br />

Şekil 2: Başvurudan 4 ay önceki PA akciğer grafisi.<br />

Şekil 3: Toraks BT’de iki taraflı yamalı konsolidasyon ve buzlu cam<br />

alanları.<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 176


Churg-Strauss Sendromu | Sarıoğlu ve ark.<br />

Şekil 4: Kontrol Toraks BT’de konsolidasyon ve buzlu cam alanları<br />

görülmedi.<br />

TARTIŞMA<br />

Churg-Strauss sendromu nadir görülen bir vaskülittir.<br />

Genellikle 65 yaş altı erişkinlerde görülür (5), vaskülitin<br />

ortalama başlangıç yaşı 38-50 yaş arasıdır (5,6). Hastalığın<br />

seyrinde 3 evre tanımlanmıştır. Birinci evre astım ve<br />

rinitin olduğu prodromal faz, ikinci evre periferik kan ve<br />

doku eozinofilisinin eşlik ettiği (idiyopatik kronik eozinofilik<br />

pnömoni gibi) eozinofilik faz, üçüncü evre vaskülitle<br />

birlikte ekstrapulmoner eozinofilik hastalığın geliştiği vaskülitik<br />

evredir. Astım genellikle ciddidir ve hızlı bir şekilde<br />

steroid bağımlı hale gelebilir (6). Olguların 1/3’ünde<br />

astım ve %61’inde paranasal sinüzit rapor edilmiştir (7).<br />

Astım ile vaskülitik evrenin başlaması arasında 3 yıldan 9<br />

yıla kadar değişen bir zaman dilimi vardır (5) Olgumuz 4<br />

yıldır astım tedavisi almaktaydı ve son 3 aydır tedavi altındayken<br />

semptomlarda kötüleşme tanımlıyordu. Kulak<br />

burun boğaz bakısında rinit saptandı. Paranazal BT de<br />

kronik sinüzit bulguları görüldü.<br />

Ateş, artralji, miyalji, kilo kaybı gibi semptomlar vaskülitik<br />

evreye işaret eder. Özellikle viral enfeksiyonlar veya ilaçlar<br />

vaskülitik evreyi tetikleyen faktörler olabilir. Klaritromisin,<br />

lökotrien reseptör antagonistleri kullanımıyla ilgili<br />

olgular bildirilmiştir (8,9). Lökotrien reseptör antogonistlerinin<br />

CSS hastalığı ile ilişkisi halen tartışmalıdır. Bu ilaçların;<br />

oral ya da inhaler steroidlerin azaltılması sırasında<br />

tedaviye eklenmiş olması hastalığın ortaya çıkmasında<br />

rastlantısal mı, yoksa gerçekten vaskülit patogenezinde<br />

rolü var mı tam olarak bilinmemektedir (5). İlaçlar, alerjenler<br />

gibi pek çok faktör tetikleyici olmakla birlikte özellikle<br />

HLA-DRB4 ile ilişkisinin gösterilmesi genetik zeminin<br />

de hastalığın ortaya çıkmasında rolü olduğunu ortaya<br />

koymuştur (3). Vaskülitik fazda pek çok organ tutulabilir.<br />

Kalp tutulumu kalp yetmezliği ve ani ölümle sonuçlanabilir.<br />

Eozinofilik kardiyomiyopati, miyokardit, perikardit ve<br />

perikardiyal efüzyon gelişebilir (6,10). Periferal nörolojik<br />

tutulum çoğunlukla mononöritis multipleks şeklindedir (7)<br />

ya da alt ekstremitelerde ağrı, güçsüzlük ve duyu kaybı ile<br />

seyreden asimetrik polinöropati olabilir (5). Bizim olgumuzda<br />

mononöritis multipleks saptanmıştı. Son 3 aydır<br />

astım kontrolünün güçleşmesi, kilo kaybı, nöropati gibi<br />

sistemik bulguların başlaması vaskülitik faza doğru bir<br />

yönelme olduğunu düşündürmüştür.<br />

Radyolojik bulgular; akciğer grafilerinde genellikle periferal<br />

dağınık yerleşimli, gezici ve geçici nonsegmental parankimal<br />

opasiteler şeklindedir (5,6,11). Pulmoner opasiteler,<br />

bilgisayarlı tomografide (BT) buzlu cam veya konsolidasyon<br />

alanları şeklinde gözlenir. Bu opasiteler herhangi<br />

bir akciğer bölgesini fazla tutma eğiliminde değildir. Bilgisayarlı<br />

tomografide olguların %10-50’sinde plevral efüzyonun<br />

görülebildiği bildirilmiştir (11). Daha az sıklıkta<br />

izlenen lezyonlar; sentrilobüler nodüller, bronşial duvarlarda<br />

kalınlaşma veya dilatasyon, interlobüler septal kalınlaşma,<br />

hiler veya mediastinal lenfadenopati, plevral<br />

veya perikardiyal efüzyon şeklindedir (5,11). Olgumuzun<br />

akciğer grafilerinde 4 ay öncesi ile karşılaştırıldığında yer<br />

değiştiren opasiteler görülmüştür. Toraks BT’sinde dağınık<br />

periferal konsolidasyonlar ve buzlu cam alanları izlenmiştir.<br />

Churg-Strauss Sendromuna spesifik bir laboratuvar tetkiki<br />

olmamakla birlikte derecesi değişebilen periferik kan<br />

eozinofilisi vardır (6). Astım tedavisi sırasında steroidlerin<br />

kullanılması ile eozinofili baskılanabilir. Serum total IgE<br />

seviyesi hastalığın aktivitesine paralel olarak yükselir.<br />

Hastaların çoğunda normokrom normositer anemi ve<br />

sedimantasyon, CRP yüksekliği vardır (5,6). Olguların<br />

%38-%73’ünde p-ANCA pozitifliği saptanır (5). BAL<br />

incelemesinde eozinofil oranı artmıştır ancak bu artış<br />

kronik eozinofilik pnömoni veya hipereozinofilik sendroma<br />

göre daha azdır (6). Olgumuzun kan tetkiklerinde<br />

anemi, sedimantasyon ve CRP yüksekliği mevcuttu ancak<br />

p-ANCA negatif idi. Ülkemizden yapılmış, CSS tanısı alan<br />

olguların irdelendiği araştırmada 14 CSS olgusunun<br />

sadece 2’sinde ANCA pozitifliği saptanmıştır. ANCA düzeyi<br />

klinik fenotiplerin ayrımında kullanılmaktadır (2,5).<br />

Pozitif ANCA düzeyi vaskülitik fenotip; renal tutulum,<br />

periferal nöropati, purpura ve biyopsi ile vaskülit gösterilmiş<br />

hastalıkta sıklıkla gözlenirken, negatif ANCA düzeyi;<br />

kalp, akciğer tutulumu ve ateşin gözlendiği eozinofilik<br />

dokusal hastalık fenotipi ile ilişkilendirilmiştir (5). Olgumuz,<br />

periferal nöropati olması vaskülitik fenotipi desteklemekle<br />

birlikte ANCA negatifliği nedeniyle ikinci fenotipe<br />

uymaktadır. Bir diğer bulgu olan periferik kan eozinofil<br />

düzeyi olgumuzda hafif artmıştı. BAL da eozinofili mevcuttu.<br />

Astım atağı nedeniyle sık acil başvurusu olması ve<br />

177 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

sistemik steroid verilmesine bağlı olarak eozinofil düzeyinin<br />

baskılanmış olabileceği düşünüldü.<br />

Tanıda Amerikan Romatoloji Derneği’nin tanı ölçütleri<br />

kullanılmaktadır. Bunlar; 1) astım, 2) %10’dan fazla periferik<br />

eozinofili, 3) nöropati, 4) gezici pulmoner infiltratlar,<br />

5) paranasal sinüs patolojisi, 6) ekstravasküler eozinofilik<br />

infiltratlardır. Bu ölçütlerden 4’ünün bulunması durumunda<br />

%85 duyarlılık ve %99,7 özgüllükle hastalığın tanısı<br />

konulabilmektedir (12). Revize edilen son kriterlere göre<br />

histolojik değerlendirme tanıyı doğrulamada kullanılabilir<br />

ancak zorunlu değildir (2,13). Hastalığın farklı evreleri<br />

olması, vaskülitin segmental ve aralıklı tutulum göstermesi<br />

nedeniyle klinik semptomlar vasküliti güçlü desteklediği<br />

zaman bile patoloji pozitif bulgu vermeyebilir (14). Günümüzde<br />

tanı için klinik ölçütler esastır (2,13). Olgumuzda<br />

astım, sinüzit, PA akciğer grafi bulguları, nöropati ve<br />

BAL bulguları ile CSS tanısı konulmuştur.<br />

Kortikosteroidler tedavinin temelini oluşturur. Tedavi<br />

edilmeyen vakaların %50’si vaskülitik evre başladıktan 3<br />

ay sonra kaybedilmektedir (6). Bu nedenle erken tanı ve<br />

tedavi önemlidir. Steroid tedavisi ile iyileşmeyen, ciddi<br />

sistemik tutuluma sahip veya kardiyak, renal tutulum,<br />

proteinüri gibi kötü prognostik göstergeleri olanlarda<br />

tedaviye immünsupresif ajanlar eklenebilir (6,15). Agresif<br />

hastalık için 5 faktör skoru (FFS) tanımlanmıştır: 1-<br />

proteinüri> 1gr/gün, 2-serum kreatinin> 140 µmol/L, 3-<br />

miyokardiyal tutulum, 4-ciddi gastrointestinal tutulum, 5-<br />

santral sinir sistemi tutulumudur (2). Yüksek risk skoruna<br />

sahip olan kişilerde mortalite ve morbidite artmakta, daha<br />

agresif immünsupresif tedavi gerekmektedir. Olgumuzda<br />

steroid tedavi ile yanıt alınmış olup halen idame<br />

tedaviyle izlenmektedir.<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - N.S., M.K., G.D., F.E., B.Y.; Tasarım ve Dizayn -<br />

N.S., G.D., F.E., M.K., B.Y.; Denetleme - N.S., F.E.,<br />

B.Y., G.D., M.K.; Kaynaklar - M.K., G.D.; Malzemeler -<br />

N.S., F.E., B.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - N.S., F.E.;<br />

Analiz ve/veya Yorum - N.S., F.E.; Literatür Taraması -<br />

B.Y., G.D.; Yazıyı Yazan - N.S., M.K.; Eleştirel İnceleme -<br />

B.Y., G.D.<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Churg J, Straus L. Allergic granulomatosis, allergic angiitis,<br />

and periarteritis nodosa. Am J Pathol 1951; 27:277-<br />

301.<br />

2. Mouthon L, Dunogue B, Guillevin L. Diagnosis and classification<br />

of eosinophilic granulomatosis with polyangiitis<br />

(formerly named Churg-Strauss syndrome). J Autoimmun<br />

2014; 48-49:99-103. [CrossRef]<br />

3. Jakiela B, Sanak M, Szczeklik W, Sokolowska B, Plutecka<br />

H, Mastalerz L, et al. Both Th2 and Th17 responses are<br />

involved in the pathogenesis of Churg-Strauss syndrome.<br />

Clin Exp Rheumatol 2011; 29(1 Suppl 64):s23-34.<br />

4. <strong>Yıl</strong>maz I, Celik G, Aydın O, Ozdemir SK, Soyyiğit S, Sözener<br />

Z, et al. Churg-Strauss syndrome: a new endotype<br />

of severe asthma? Results of 14 Turkish patients. Clin<br />

Respir J <strong>2015</strong>; 9:350-8. [CrossRef]<br />

5. Cottin V, Cordier JF. Eosinophilic lung diseases. In: Murray<br />

JF, Nadel JA, eds. Textbook of Respiratory Medicine.<br />

5th Edition. Philadelphia: Saunders Company;<br />

2010:1469-95.<br />

6. Crothers K, Rochester CL. The eosinophilic pneumonias.<br />

In: Fishman AP, Elias JA, Fishman JA, Grippi MA, Senior<br />

RM, Pack AI, eds. Fishman’s Pulmonary Disease and Disorders.<br />

4th Edition. New York: Mc Graw Hill;<br />

2008;1213-43.<br />

7. Guillevin L, Cohen P, Gayraud M, Lhote F, Jarrousse B,<br />

Casassus P. Churg-Strauss syndrome. Clinical study and<br />

long-term follow-up of 96 patients. Medicine (Baltimore)<br />

1999; 78:26-37.<br />

8. Çildağ O, Polatlı M, Karadağ F, Çulhacı N, Şentürk T,<br />

Pirim C. Churg-Strauss sendromu: Klaritromisin tetikleyici<br />

faktör mü? Toraks Dergisi 2000; 1:56-60.<br />

9. Uyar M, Elbek O, Bakır K, Kibar Y, Bayram N, Dikensoy<br />

Ö. Churg-Strauss syndrome related to montelukast. Tuberk<br />

Toraks 2012; 60:56-8. [CrossRef]<br />

10. Doğan ÖT, Berk S, Özyol G, Abadoğlu Ö, Özşahin SL,<br />

Arslan S ve ark. Perikardiyal efüzyonla seyreden bir<br />

Churg-Strauss sendromu olgusu. İzmir Göğüs Hastanesi<br />

Dergisi; 2010; 24:49-54.<br />

11. Castaner E, Alguersuari A, Gallardo X, Andreu M, Pallardó<br />

Y, Mata JM, et al. When to suspect pulmonary vasculitis:<br />

radiologic and and clinical clues. Radiographics<br />

2010; 30:33–53. [CrossRef]<br />

12. Masi AT, Hunder GG, Lie JT, Michel BA, Bloch DA,<br />

Arend WP, et al. The American College of Rheumatology<br />

1990 criteria for the classification of Churg-Strauss syndrome<br />

(allergic granulomatosis and angiitis). Arthritis<br />

Rheum 1990; 33:1094-100. [CrossRef]<br />

13. Jennette JC, Falk RJ, Bacon PA, Basu N, Cid MC, Ferrario<br />

F, et al. 2012 revised International Chapel Hill Consensus<br />

Conference Nomenclature of Vasculitides. Arthritis<br />

Rheum 2013; 65:1-11. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 178


Churg-Strauss Sendromu | Sarıoğlu ve ark.<br />

14. Churg A. Recent advances in the diagnosis of Churg-<br />

Strauss syndrome. Mod Pathol 2001; 14:1284-93.<br />

[CrossRef]<br />

15. Çetinkaya E, Şafak G, Ürer N, Karasulu L, Sert S. Churg-<br />

Strauss sendromu. Toraks Dergisi 2004; 5:57-61.<br />

179 www.respircase.com


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):180-183 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.51422<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Renginar Mutlucan 1 , Ebru Çakır Edis 1 , Osman Nuri Hatipoğlu 1 , Yekta Altemur Karamustafaoğlu 2 ,<br />

Fazlı Yanık 2 , Cemile Korucuoğlu 1<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Bronşiyal karsinoid tümör ve tümörletler, akciğerin<br />

nöroendokrin kökenli tümörleridir ve oldukça nadir<br />

görülürler. Diffüz idiyopatik nöroendokrin hücreli<br />

hiperplazi, tümörlet ve karsinoid tümörler benzer olup;<br />

biribirlerinin öncüsü ya da birlikte görülen antiteler<br />

olabilirler. Diffüz idiyopatik nöroendokrin hücreli<br />

hiperplazide progresif fibrozis görülebilmesiyle birlikte<br />

bu durum kliniğe interstisyel akciğer hastalığı olarak<br />

yansıyabilir. Bu yazıda, diffüz intersitisyel akciğer<br />

hastalığı açısından tetkik edilen 55 yaşındaki bayan<br />

hastada radyolojik olarak görülmeyen, bronkoskopide<br />

rastlantısal saptanan karsinoid tümör-tümörlet<br />

olgusu sunulmuştur. Diffüz intersitisyel akciğer hastalığı<br />

kliniği ile gelen hastalarda bu görünümün diffüz<br />

idiyopatik nöroendokrin hücreli hiperplaziye eşlik<br />

eden tümörlet-karsinoid birlikteliği olabileceğini ve bu<br />

olgularda bronkoskopinin tanısal olabileceğini vurgulamak<br />

istedik.<br />

Anahtar Sözcükler: Diffüz intersitisyel akciğer hastalığı,<br />

karsinoid tümörlet, bronkoskopi.<br />

Bronşiyal karsinoid tümör ve tümörletler, akciğerin<br />

nöroendokrin kökenli tümörleri olup oldukça nadir<br />

görülürler (1-3). Bazı yazarlara göre diffüz idiopatik<br />

pulmoner nöroendokrin hücreli hiperplazi<br />

(DİPNHH), tümörlet ve karsinoid tümörler benzer<br />

klinik antite olarak değerlendirilmektedir.<br />

DİPNHH’de progresif fibrozis görülebilmekte olup<br />

Cases of bronchial carcinoid tumors and tumorlets<br />

are lung neuroendocrine-based tumors are rarely<br />

seen. Diffuse idiopathic neuroendocrin cell hyperplasia,<br />

tumorlet and carcinoid tumors are similar to each<br />

other. It is also not clear which one initiates the other,<br />

despite the fact that we could see both these entities<br />

together. Since diffuse idiopathic neuroendocrin cell<br />

hyperplasia can be seen as progressive fibrosis, this<br />

case can be evaluated as interstitial lung disease. In<br />

this article, a diffuse interstitial lung disease examination<br />

for a 55-year-old woman showed us no result<br />

radiologically but in bronchoscopy, a randomly determined<br />

carcinoid tumor-tumorlet case was presented.<br />

Patients that have diffused interstitial lung disease<br />

findings may have both diffuse idiopathic neuroendocrin<br />

cell hyperplasia and carcinoid tumorlet. We<br />

want to point out that in these cases bronchoscopy<br />

can diagnose the disease more accurately.<br />

Key words: Diffuse interstitial lung disease, carcinoid<br />

tumorlet, bronchoscopy.<br />

nadiren eşzamanlı tümörlet ve karsinoid tümör<br />

görülebildiği bildirilmektedir (2). Burada, diffüz<br />

intersitisyel akciğer hastalığı (DİAH) olarak refere<br />

edilen 55 yaşındaki bayan hastada bronkoskopi<br />

sırasında rastlantısal saptanan karsinoid tümörtümörlet<br />

olgusunu sunmak istedik.<br />

1 Trakya Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim<br />

1 Department of Chest Diseases, Trakya University Faculty of<br />

Dalı, Edirne<br />

Medicine, Edirne, Turkey<br />

2 Trakya Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim Dalı,<br />

2 Department of Thoracic Surgery, Trakya University Faculty of<br />

Edirne<br />

Medicine, Edirne, Turkey<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 27.12.2014 Kabul tarihi (Accepted): 10.03.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Renginar Mutlucan, Trakya Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları<br />

Anabilim Dalı, Edirne<br />

e-mail: dr.renginar@hotmail.com<br />

180


Respiratory Case Reports<br />

OLGU<br />

DİAH ön tanısıyla hastanemize sevk edilen 55 yaşındaki<br />

bayan hastanın bir yıldır olan efor dispnesi ve bir haftadır<br />

olan şiddetli öksürük şikayeti vardı. Özgeçmişinde 35 yıl<br />

boyunca 2–3 paket/gün sigara kullanımı olan hasta halen<br />

1–2 adet/gün sigara kullanıyordu. Safra kesesi taşı<br />

olan ve granuloma annulare (etyolojisi tam olarak bilinmeyen,<br />

genellikle kendiliğinden iyileşen annüler konfigürasyonda<br />

nekrotik dermal papüllerle karakterize bir hastalık)<br />

nedeniyle tedavi görmekte olan hastanın özgeçmişinde<br />

başka özellik yoktu. Fizik muayenede, çomak parmak,<br />

bilateral manşet ralleri mevcuttu. Yapılan tetkiklerde;<br />

Lökosit 13.100/mm 3 , Hb 13,8 gr/dl, Htc % 41,5, Plt<br />

244.000/mm 3 , CRP 0,46 mg/dl, Eritrosit sedimantasyon<br />

hızı 7 mm/saat, RF 10,6 IU/ml, Anti DNA (-), ANA (-),<br />

pANCA (-), cANCA (-) idi. Yapılan solunum fonksiyon<br />

testinde FEV1: 2,28 L (%90), FVC: 2,71 L (%91),<br />

FEV1/FVC: %84, DLCO: %47, DLCO/VA: %55 olarak<br />

saptandı.<br />

Olgunun akciğer filminde bilateral alt zonlarda havalanma<br />

azlığı mevcuttu (Şekil 1). Toraks bilgisayarlı tomografide<br />

(BT), sağ akciğer üst lob ve her iki akciğer alt loblarda<br />

ince cidarlı milimetrik hava kistleri ile buzlu cam yoğunluğunda<br />

dansite artımları (interlobüler septal kalınlaşmalar?)<br />

izlenen hastaya yüksek rezolüsyonlu bilgisayarlı<br />

tomografi (HRCT) çekildi. HRCT; her iki akciğer periferik<br />

alanlarda daha belirgin olmak üzere plevral ara yüz bulgusu,<br />

inter-intralobüler septalarda belirginleşme, buzlu<br />

cam yoğunluğunda dansite artmaları ve yer yer bal peteği<br />

öncesi parankimal görünüm ile birlikte DİAH ile uyumlu<br />

olarak değerlendirildi (Şekil 2).<br />

Hastaya bronkoskopi planlandı. Bronkoskopi’de sağda<br />

endobronşiyal lezyon görülmedi. Sağ orta lobdan bronkoalveolar<br />

lavaj (BAL) alındı. Sol üst lob girişi BT’de gözlenmeyen<br />

bir lezyon ile daralmış olarak görüldü (Şekil 3).<br />

Lezyon tabana oturmuş, saplı olmayan, üzeri hemorajik<br />

bir lezyondu ve bu lezyondan biyopsi alındı. Bronkoskopik<br />

olarak T1 bronş karsinomu olarak değerlendirildi. Sağ<br />

akciğerden yapılan BAL patoloji sonucu, yoğun mukoid<br />

materyal ve seyrek iltihabi hücreler olarak geldi. BAL ARB<br />

ve postbronkoskopik balgam ARB (-) geldi. BAL kültüründe<br />

üreme olmadı.<br />

Şekil 2a, b, c: HRCT kesitlerinde, her iki akciğer periferik alanlarda<br />

daha belirgin olmak üzere plevral ara yüz bulgusu, inter-intralobüler<br />

septalarda belirginleşme, buzlu cam yoğunluğunda dansite artmaları ve<br />

yer yer bal peteği öncesi parankimal görünüm.<br />

Şekil 1: PA Akciğer grafisinde bilateral alt zonlarda havalanma azalması.<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 181


Diffüz İntersitisyel Akciğer Hastalığı Tetkiki Sırasında Rastlantısal Saptanan Karsinoid Tümörlet Olgusu | Mutlucan ve ark.<br />

Hastadan PET-CT istendi. PET-CT’de patolojik FDG tutulumu<br />

saptanmadı. Sol üst loptaki üzeri hemorajik lezyondan<br />

alınan biyopsinin patoloji raporu ön planda karsinoid<br />

tümör olmak üzere nöroendokrin karsinom olarak sonuçlandı.<br />

Sol üst lob girişinde tabana oturmuş lezyonun kotere<br />

uygun olmaması üzerine cerrahi kararı alındı. Hastaya<br />

göğüs cerrahisi tarafından sol posterolateral torokotomi;<br />

sol üst lobektomi ve mediastinal lenf nodu diseksiyonu<br />

yapıldı. Cerrahi olarak çıkarılan 0,5 cm’lik kanamalı<br />

pembe iyi sınırlı lezyonun patolojisi karsinoid tümörlet<br />

olarak geldi (en büyük çap 0,4 mm). Patolojik evre<br />

pT1aNo olarak raporlandı.<br />

Şekil 3: Bronkoskopide, sol üst lob girişi BT’de gözlenmeyen bir lezyon<br />

ile daralmış.<br />

TARTIŞMA<br />

Normal yetişkin akciğer dokusu bronş epitelinde az miktarda<br />

da olsa nöroendokrin hücre bulunmaktadır (2,3).<br />

Yüksek rakımda yaşayanlarda, sigara içenlerde nöroendokrin<br />

hücre hiperplazisi saptanmakta ve bu durumun<br />

hipoksiye karşı bir adaptif mekanizma olarak geliştiği<br />

düşünülmektedir (4). Ayrıca kronik akciğer hastalıklarına<br />

(bronkopulmoner displazi, kistik fibrozis, astım, diffüz<br />

panbronşiolit, kronik obstrüktif akciğer hastalıkları ve<br />

eozinofilik granülom) da sekonder gelişebildiği bildirilmektedir<br />

(3).<br />

Karsinoid tümör ve tümörletler immünohistokimyasalultrastriktürel<br />

özellikleri ile bronşiyal epitelin Kulchitsky<br />

hücrelerine benzer özellikler taşıyıp, bu hücrelerinden<br />

köken aldıkları düşünülmektedir (2,4). Nöroendokrin<br />

tümörletler genelde natürü bilinmeyen, iyi prognozlu nöroendokrin<br />

hücre proliferasyonları olarak kabul edilirler<br />

(4). Nöroendokrin hücrelerin oluşturduğu 5 mm’den<br />

küçük hücre toplulukları olup mikroskobik kesitlerde küçük,<br />

yuvarlak ya da spindle şekilli uniform hücrelerin<br />

oluşturduğu agregatlar olarak karşımıza çıkarlar. Benign<br />

olarak kabul edilmelerine karşın metastaz yapma olasılıkları<br />

da vardır (5). Genellikle hasarlanmış akciğer parankiminde<br />

ve rastlantısal olarak bulunurlar (4,5).<br />

Uzun süreli hipoksi ve/veya parankim hasarı sonucunda,<br />

nöroendokrin hücrelerde öncelikle hiperplazi ardından<br />

displazik değişikliklerin ortaya çıktığı, uyarı devam ederse<br />

bu zeminde karsinoid neoplasm ve karsinomların da<br />

gelişebileceği ileri sürülmektedir (4). Bazı yazarlar ise<br />

DİPNHH, tümörlet ve karsinoid tümörlerin benzer olduğunu,<br />

bu lezyonların birbirlerinin öncüsü ya da birlikte<br />

görülen antiteler olduğunu iddia etmektedir. (2).<br />

Bazen nöroendokrin hücre hiperplazisi altta yatan herhangi<br />

bir neden olmaksızın ortaya çıkmakta, bu hücrelerden<br />

açığa çıkan maddeler aracılığı ile hastalarda ikincil<br />

olarak peribronşiyal fibrozis gelişebilmekte ve bu bulgular<br />

kliniğe intersitisyel akciğer hastalığı olarak yansımaktadır.<br />

Bu hücrelerden açığa çıkan başlıca mediatörlerin bombesin<br />

ve akciğer fibroblastlarından salınan nöropeptid<br />

growth faktör gibi mediatörler olduğu bilinmektedir (3).<br />

Bu antitelerin DİAH’tan klinik ve histopatolojik olarak<br />

ayrımının yapılması nöroendokrin tümörlerde kullanılabilen<br />

tedavi seçeneklerinin uygulanabilirliğini gündeme<br />

getirebilmesi açısından önem arz edebilir.<br />

Diffüz nöroendokrin hiperplazi ve karsinoid tümörlet birlikteliği<br />

ile ilgili literatür bilgisi kısıtlı olup olguların çoğu<br />

patoloji piyeslerinden elde edilen bilgilere dayanmaktadır.<br />

Bu olgularda genellikle radyolojik olarak intersitisyel görünümün<br />

yanında nodül, atelektazi gibi bulgular mevcut<br />

olup, wedge biyopsilerinde DİPNHH ile karsinoid tümörlet<br />

birlikteliği saptanmıştır (6,7).<br />

Literatürde bizim olgumuza benzer şekilde tomografide<br />

sadece intersitisyel görünüm olup karsinoid tümör saptanan<br />

bir olgu bulabildik. Bu olguda, klinik olarak ektopik<br />

adrenocorticotrophic sendromun nedeni araştırılırken<br />

çekilen tomografide intersitisyel patern saptanmış ve<br />

bronkoskopisi normal olan hastanın wedge biyopsisinde<br />

karsinoid tümör saptanabilmiştir (8).<br />

Bu olguyu, DİAH kliniği ile gelen hastalarda bu görünümün<br />

diffüz nöroendokrin hiperplazi ve eşlik eden tümörlet-karsinoid<br />

birlikteliğine ait olabileceğini vurgulamak<br />

için sunmayı uygun bulduk.<br />

TEŞEKKÜR<br />

Patoloji materyallerini inceleyen Dr. Ufuk USTA’ya teşekkür<br />

ederiz.<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - R.M., E.Ç.E., O.N.H., Y.A.K., F.Y., C.K.; Tasarım<br />

ve Dizayn - R.M., E.Ç.E., O.N.H., Y.A.K., F.Y., C.K.;<br />

Denetleme - R.M., E.Ç.E., O.N.H., Y.A.K., F.Y., C.K.;<br />

Kaynaklar - R.M.; Malzemeler - R.M.; Veri Toplama<br />

ve/veya İşleme - R.M.; Analiz ve/veya Yorum - R.M.;<br />

Literatür Taraması - R.M.; Yazıyı Yazan - R.M.; Eleştirel<br />

İnceleme - R.M.<br />

182 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Jeung MY, Gasser B, Gangi A, Charneau D, Ducrog X,<br />

Kessler R, et al. Bronchial carcinoid tumors of the thorax:<br />

spectrum of radiologic findings. Radiographics 2002;<br />

22:351-65. [CrossRef]<br />

2. Koo CW, Baliff JP, Torigian DA, Litzky LA, Gefter WB,<br />

Akers SR. Spectrum of pulmonary neuroendocrine cell<br />

proliferation: diffuse idiopathic pulmonary neuroendocrine<br />

cell hyperplasia, tumorlet, and carcinoids AJR Am J<br />

Roentgenol 2010; 195:661-8. [CrossRef]<br />

3. Aguayo SM, Miller YE, Waldron JA, Bogin RM, Sunday<br />

ME, Staton GW Jr, et al. Brief report: idiopathic diffuse<br />

hyperplasia of pulmonary neuroendocrine cells and<br />

airway disease. N Engl J Med 1992; 327:1285-8.<br />

4. Fırat P, Tutar E, <strong>Yıl</strong>maz M, Öç M, Ersoy Ü, Güngen Y.<br />

Nöroendokrin tümörletler içeren bir bronşiektazi olgusu.<br />

Solunum Hastalıkları 2000; 11:96-9.<br />

5. Şahin E, Dizbay Sak S, Kumbasar U, Kayı Çangır A,<br />

Güngör A, Akay H ve ark. Pulmoner tümörlet (4 olgu).<br />

Ankara Üniversitesi Tıp Fakültesi Mecmuası 2001; 54:<br />

377-80.<br />

6. Falkenstern- Ge RF, Kimmich M, Friedel G, Tannapfel A,<br />

Neumann V, Kohlhaeufl M. Diffuse idiopathic pulmonary<br />

neuroendocrine cell hyperplasia: 7-year follow-up of a<br />

rare clinicopathologic syndrome. J Cancer Res Clin Oncol<br />

2011; 137:1495-98. [CrossRef]<br />

7. Gorshtein A, Gross DJ, Barak D, Strenov Y, Refaeli Y,<br />

Shimon I, et al. Diffuse idiopathic pulmonary neuroendocrine<br />

cell hyperplasia and the associated lung neuroendocrine<br />

tumors: clinical experience with a rare entity.<br />

Cancer 2012; 118:612-9. [CrossRef]<br />

8. Cameron CM, Roberts F, Connell J, Sproule MW. Diffuse<br />

idiopathic pulmonary neuroendocrine cell hyperplasia:<br />

an unusual cause of cyclical ectopic adrenocorticotrophic<br />

syndrome. Br J Radiol 2011; 84:e14-7. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 183


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):184-190 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.83792<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Sinem Nedime Sökücü 1 , Cengiz Özdemir 1 , Nihal Geniş 1 , Tayfun Elibol 2 , Levent Dalar 3 , Levent Karasulu 1<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Yabancı cisim aspirasyonları erişkinlerde nadir olmakla<br />

birlikte çoğunlukla farklı klinik bulgular ile<br />

ortaya çıkabilirler. Öksürük, wheezing, stridor ve<br />

hemoptizi esas başvuru semptomları olsa da geç<br />

başvuran olgular diğer klinik durumları da taklit edebilirler.<br />

Bu durum tanıda güçlük yaratarak tedavinin<br />

gecikmesine yol açar. Radyolojik araştırmalar yabancı<br />

cismin saptanmasında yardımcı olabilir ancak tanının<br />

dışlanması amacıyla kullanılmamalıdır. Rijid bronkoskopi,<br />

bu olguların hem tanısında hem de tedavisinde<br />

kullanılabilir. Bu yazıda, farklı klinik tablolarla başvuran<br />

üç değişik yabancı cisim aspirasyonu olgusu<br />

literatür eşliğinde sunuldu.<br />

Anahtar Sözcükler: Erişkin, yabancı cisim aspirasyonu,<br />

rijid bronkoskopi.<br />

1 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma<br />

Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul<br />

2 Gaziosmanpaşa Taksim Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Dahiliye<br />

Kliniği, İstanbul<br />

3 İstanbul Bilim Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim<br />

Dalı, İstanbul<br />

Although foreign body aspiration is not common in<br />

adults, they usually present with different clinical signs<br />

and symptoms. Although cough, wheeze, stridor, or<br />

hemoptysis is the presenting symptoms, it can mimic<br />

other clinical entities in late presentations. This causes<br />

problematic and late diagnosis. Radiological investigations<br />

may help to confirm aspiration but should not<br />

be used to exclude it. Rigid bronchoscopy can be<br />

applied for both diagnosis and treatment in these<br />

cases. Three cases of foreign body aspiration with<br />

different clinics are presented in light of literature.<br />

Key words: Adult, foreign body aspiration, rigid bronchoscopy.<br />

1 Department of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and<br />

Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul,<br />

Turkey<br />

2 Department of Internal Medicine, Gaziosmanpaşa Taksim<br />

Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey<br />

3 Department of Chest Diseases, İstanbul Bilim University<br />

Faculty of Medicine, İstanbul, Turkey<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 24.09.2014 Kabul tarihi (Accepted): 18.01.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Sinem Nedime Sökücü, Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi,<br />

Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul<br />

e-mail: sinemtimur@yahoo.com<br />

184


Respiratory Case Reports<br />

Yabancı cisim aspirasyonu, kişinin kendisinin ağzına koyduğu<br />

ya da birisi tarafından verilen bir maddenin trakeobronşiyal<br />

ağaca kaçmasıdır. Yabancı cisim aspirasyonları<br />

ülkemizde ve tüm dünyada sık görülen ve ölüme neden<br />

olan acil müdahale edilmesi gereken hastalıklar<br />

arasındadır (1). Genelde çocukluk çağında, en sık 6 ay–3<br />

yaşlar arasında ortaya çıksa da, bilinç durumunu bozan<br />

ek hastalığı olan (serebrovasküler olay, demans, psikiyatrik<br />

hastalıklar madde kullanımı gibi) orta- ileri yaşlı bireylerde<br />

de görülebilir (2). Farklı klinik ve radyolojik bulgular<br />

ile başvuran bu hastaların erken tanısı ve gecikmeden<br />

tedavi edilmesi hayat kurtarıcıdır ve akciğerlerde oluşabilecek<br />

kalıcı hasarı önlemektedir. Özellikle havayolunda<br />

erken dönemde ciddi semptom yaratmayan yabancı cisim<br />

aspirasyonları geç tanı aldıklarında ciddi morbiditelere<br />

neden olurlar.<br />

Biz de farklı klinik bulgular ile başvuran yabancı cisim<br />

aspirasyonlu üç olguyu literatür eşliğinde tartıştık.<br />

Şekil 1: PA akciğer grafisinde solda kalp konturunu silen hava sıvı<br />

seviyesi veren konsolidasyon.<br />

OLGU<br />

Olgu 1: Koyu renkli pürülan balgam, nefes darlığı, üşüme<br />

titreme ve ateş şikâyeti ile acil polikliniğimize başvuran 67<br />

yaş erkek hastanın özgeçmişinde 8 yıl önce larinks kanseri<br />

nedeniyle opere olduğu ve trakeostomi açıldığı öğrenildi.<br />

Seksen paket/yıl sigara kullanımı bulunan hasta, sigarayı<br />

8 yıl önce bırakmıştı. Üç yıldır kronik obstrüktif akciğer<br />

hastalığı tanısı olan hasta, evinde nebülizatör ile bronkodilatör<br />

tedavisini almaktaydı. Başvuru sırasında fizik muayenesinde<br />

daha önce açılmış olan trakeostomi stoması<br />

izlendi. Kan basıncı: 110/70 mmHg, solunum sayısı:<br />

20/dk, nabız: 93/dk, oksijen saturasyonu: % 90 (oda<br />

havasında) idi. Solunum sistemi muayenesinde solda<br />

solunum seslerinde azalma mevcuttu. Hastanın posteroanterior<br />

(PA) akciğer grafisinde solda kalp konturunu silen<br />

hava sıvı seviyesi veren konsolidasyon dışında özellik<br />

yoktu (Şekil 1). Hastanın bronkodilatör ve nazal oksijen<br />

tedavisi düzenlendi ve pnömoni ön tanısı ile ampisilin/sulbaktam<br />

ve ornidazol başlandı. Balgam kültüründe<br />

Pseudomonas aeroginosa üredi ve verilen antibiyotiklere<br />

hassas saptandı. Tedavinin 10. gününde radyolojik bulgularında<br />

düzelme olmadığı görüldü.<br />

Hastaya verilen nonspesifik antibiyotik tedavisine cevap<br />

alınmaması üzerine çekilen toraks bilgisayarlı tomografisinde<br />

(BT), sol akciğer alt lob posterobazal segmentte,<br />

içerisinde hava bronkogramı içeren, 10x6 cm boyutunda<br />

plöroparankimal konsolide lezyon yanında (Şekil 2) sol<br />

üst lob bronş girişinde parlak metalik dansitede yabancı<br />

cisim aspirasyonunu düşündüren lezyon saptandı.<br />

Şekil 2: Bilgisayarlı Toraks Tomografisinde sol akciğer alt lob posterobazal<br />

segmentte yabancı cisim.<br />

Şekil 3: Sol ana bronş distalinde etrafı sekresyonla sıvalı yabancı cisim.<br />

Hastanın takiplerinde başvuru sırasındaki lökositozu<br />

(28.5x10³ /ul) ve CRP (447mg/L) yüksekliği tedavisinin<br />

10. gününde normale döndü. Yapılan fiberoptik bronkoskopide<br />

sol ana bronş distalindeki yoğun pürülan sekres-<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 185


Yabancı Cisim Aspirasyonu Hekimi Yanıltır mı? Erişkinde Üç Farklı Yabancı Cisim Aspirasyonu Olgusu | Sökücü ve ark.<br />

yon temizlendikten sonra lümende yabancı cisim izlendi.<br />

Havayolundaki yabancı cismin çıkartılması amacı ile yapılan<br />

rijid bronkoskopide, sol ana bronş distalindeki yabancı<br />

cisim, biyopsi pensi ile tutularak çıkartıldı (Şekil 3). Sol<br />

üst lob bronşunda ödem ve segmentlerden pürülan sekresyonun<br />

geldiği görüldü. Sekresyonlar aspire edildikten<br />

sonra üst ve alt lob subsegmentlere kadar açık izlendi.<br />

Çıkartılan yabancı cismin konuşma cihazı ara parçası<br />

olduğu gözlendi (Şekil 4). Üst lobdan alınan lavaj sitoloji<br />

sonucunda tümöral hücre izlenmezken aside rezistan<br />

bakteri direkt, teksif, kültür sonuçları negatif saptandı.<br />

Hastanın işlem sonrası 1. haftada çekilen akciğer grafisinde<br />

tama yakın regresyon izlendi (Şekil 5).<br />

Olgu 2: Otuz sekiz yaşında erkek hasta 7–8 aydır giderek<br />

artan nefes darlığı ve kronik öksürük şikâyetleri ile başvurdu.<br />

Şizofreni nedeniyle 10 yıldır tedavi alan hastanın 2<br />

yıl önce şüpheli yabancı cisim aspirasyonu hikâyesi mevcuttu.<br />

Bu dönemde hasta yakınları tarafından ikna edilemediği<br />

için muayene olmayı kabul etmeyen hasta, nefes<br />

darlığında artış olması üzerine hastanemiz acil polikliniğine<br />

başvurdu. Yapılan tetkiklerde, PA akciğer grafisinde<br />

sol hiler alanda radyo-opak lezyon saptanması üzerine<br />

hasta, yabancı cisim aspirasyonu ön tanısı ile hastaneye<br />

yatırıldı (Şekil 6).<br />

Şekil 6: PA akciğer grafisinde sol hiler alanda radyo-opak lezyon.<br />

Şekil 4: Hastadan çıkartılan yabancı cisim.<br />

Şekil 7: Rijid bronkoskopide sol ana bronş girişten itibaren ödem ve<br />

granulasyon dokusu ile %90 oranında obstrüksiyon.<br />

Şekil 5: İşlem sonrası PA akciğer grafisi.<br />

Hastaya yapılan Toraks BT’de sol ana bronş lümeninde<br />

daralma ve sol üst lob bronşunda metalik dansitede lezyon<br />

saptandı. Hastaya rijid bronkoskopi yapılması planlandı.<br />

Genel anestezi altında yapılan rijid bronkoskopide<br />

larinks ve trakea normal karina ödemli idi. Sağ bronş<br />

sistemi açık ve normal izlenirken sol ana bronş girişten<br />

itibaren granülasyon dokusu ile büyük oranda obstrükte<br />

izlendi (Şekil 7). Fiberoptik bronkoskopi ile bu alanın<br />

distaline geçildiğinde granülasyon dokusunun sekonder<br />

karinaya kadar uzanmakta olduğu görüldü. Üst lob bronşu<br />

içinde siyah renkte, sert yabancı cisim izlendi. Alt lob<br />

subsegmentlere kadar açıktı. Pens ile sol üst lob bronşun-<br />

186 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

daki yabancı cisim tutularak çıkartıldı ve metalik küpe<br />

parçası olduğu görüldü (Şekil 8). Sol ana bronş lümenindeki<br />

granülasyon dokularına kriyoterapi uygulandı. Lümendeki<br />

doku artıkları temizlendi. Bronş biyopsi sonucu;<br />

yüzey epitelinde skuamöz metaplazi, stromada ödem,<br />

mikst tip iltihap hücreleri kapiller damar proliferasyonu,<br />

damarlarda konjesyon olarak raporlandı. Tedavinin beşinci<br />

gününde fiberoptik bronkoskopisi tekrarlanan hastanın<br />

sol ana bronş lümenindeki granülasyon dokularına<br />

yeniden kriyoterapi uygulandı. Hasta 15 gün sonra yapılan<br />

bronkoskopide sol ana bronştaki granülasyon dokularında<br />

tama yakın regresyon izlendi. Semptomlarında düzelme<br />

olan hasta, olası yeni aspirasyona karşı uyarıldı.<br />

başvuran hasta kliniğimize yatırıldı. Akciğer grafisinde sağ<br />

alt zondaki infiltrasyonun devam etmesi üzerine çekilen<br />

Toraks BT de sağ alt lob bronşunda şüpheli yabancı cisme<br />

ait dansite ve alt lobda konsolidasyon izlendi (Şekil 9<br />

ve 10). Yapılan bronkoskopide sağ alt lob bronşu girişten<br />

hemen sonra medial duvardan kaynaklanan granülasyon<br />

dokusu ile %40 oranında daralmış izlendi ve bu alan<br />

geçildiğinde bazal segmentler girişinde yabancı cisim<br />

saptandı (Şekil 11). Yabancı cismin çıkartılması için yapılan<br />

rijid bronkoskopide, sağ alt lob bronşundaki yabancı<br />

cisim biyopsi pensi ile çıkartıldı ve bir kalem ucu olduğu<br />

anlaşıldı (Şekil 12 ve 13). Bazal segmentlerin açık olduğu<br />

görüldü. Granülasyon dokusu olması muhtemel olan<br />

alandan biyopsiler alındı. İşlem sonrasında, göğüs cerrahisi<br />

servisi ile sağ alt lobektomi için değerlendirilen hastaya,<br />

bronşektazi nedeniyle lobektomi planlandı. Bronş<br />

biyopsisi, kronik nonspesifik bronşit, yüzey epitelinde fokal<br />

alanlarda skuamöz metaplazi olarak raporlandı. Hasta<br />

bu bulgularla torakotomi planlanarak taburcu edildi.<br />

Şekil 8: Hastadan çıkartılan yabancı cisim.<br />

Olgu 3: On altı yaşında bayan hasta pürülan balgam,<br />

öksürük, bol balgam çıkarma şikâyetleri ile 2011 yılında<br />

hastanemize başvurmuş. PA akciğer grafisinde sağ alt<br />

zonda nonhomojen infiltrasyon saptanması üzerine nonspesifik<br />

antibiyotik tedavisi başlanan hastada radyolojik<br />

düzelmenin olmaması üzerine yapılan bronkoskopisinde<br />

sağ alt lob bronş girişinde pürülan sekresyon aspire edildikten<br />

sonra saat 12 hizasında, mobil, üzeri sert lobüle<br />

konturlu yaklaşık 0,5 cm boyutunda kitle izlenmiş. Kitleden<br />

alınan biyopside kronik aktif bronşit, filamentöz cisimler<br />

içeren fibrinoid fragmanlar saptanmış. Olguda<br />

enfeksiyon ajanına yönelik histokimyasal çalışma sonucu<br />

EZN, D-PAS ve Grocott (+)' liği veren kısa fibriler yapılar<br />

ön planda nokardia enfeksiyonunu düşündürse de hastanın<br />

klinik ve laboratuvar bulguları uyumlu olarak değerlendirilmemiş.<br />

İnflamasyon açısından lökositoz, sedimantasyon<br />

ve CRP yüksekliği saptanmamış. Hastanın bronş<br />

lavajının aside rezistan bakteri açısından direkt, teksif ve<br />

kültür negatif olarak sonuçlanması üzerine poliklinik takibinde<br />

taburcu edilmiş.<br />

Bu enfeksiyon atağından sonra takipten çıkan ve 3 yıl<br />

sonra tekrarlayan pnömoni ön tanısı ile polikliniğimize<br />

Şekil 9: İşlem öncesi bilgisayarlı toraks tomografisi mediasten görünümü.<br />

Şekil 10: İşlem öncesi bilgisayarlı toraks tomografisi parankim görünümü.<br />

TARTIŞMA<br />

Yabancı cisim aspirasyonları genelde çocukluk çağında<br />

gözükse de, erişkinlerde özellikle bilinç durumunu bozan<br />

ek hastalığı olan orta- ileri yaşlı bireylerde de görülebilir<br />

(2). Çocukluk çağında yemek parçaları, aspire edilen<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 187


Yabancı Cisim Aspirasyonu Hekimi Yanıltır mı? Erişkinde Üç Farklı Yabancı Cisim Aspirasyonu Olgusu | Sökücü ve ark.<br />

cisimlerin %70–90’ını oluştursa da daha büyük çocuk ve<br />

erişkinlerde yemek olmayan cisimler (kağıt atacı, para,<br />

iğne, küpe vb.) aspire edilmektedir (3-5).<br />

Yabancı cisim aspirasyonlarının tanısında çoğu zaman<br />

sadece anamnez yeterlidir (6). Tanıdan şüphe edildiğinde<br />

radyolojik tetkikler önemlidir. Yapılan radyolojik tetkikler<br />

arasında, direk grafiler önemli yer tutmaktadır. Radyolojik<br />

değerlendirmede, PA akciğer grafisi ve sağ yan grafileri<br />

çekilmelidir. Radyolojik değerlendirmede iki akciğerde<br />

havalanma farkı, akciğerlerden etkilenen tarafta havalanma<br />

artışı, mediastinal yer değiştirme, pnömonik infiltrasyonlar,<br />

atelektazi gibi bulgular yanında yabancı cisime<br />

ait radyo-opak görünüm tespit edilebilir. Çocuklarda<br />

negatif radyografik bulgu oranı %5-%30 arasında iken<br />

erişkinlerde bu oran %8-%80 arasındadır ki, bu değişkenlik<br />

aspire edilen materyalin fiziksel içeriğine bağlıdır (7).<br />

Literatürde PA akciğer grafisinde yabancı cisim görülmese<br />

de, yabancı cisim şüphesi olan her olguya bronkoskopi<br />

yapılması gerektiği konusunda öneriler mevcuttur. Bizim<br />

olgularımızda da PA akciğer grafilerinde yabancı cisim<br />

düşündürecek bulgu olmasa da hastaların toraks bilgisayarlı<br />

tomografilerinde havayolunda yabancı cismi düşündürecek<br />

opasite artışları mevcuttu.<br />

Geç regrese olan pnömoniler kavramı, tedavi ile klinik<br />

olarak düzelen hastada radyografik düzelmenin 2 haftada<br />

%50 den az, 4 haftada tam ya da tama yakın olmaması<br />

durumudur. Geç regrese olan pnömonilerin ayırıcı<br />

tanısında ise ileri yaş (>55), alkolizm, konakçı savunmasında<br />

yetersizlik, eşlik eden hastalıkların varlığı, endobronşiyal<br />

obstrüksiyonlar, sigara kullanımı, ağır pnömoni,<br />

bakteriyemi varlığı, plevral tutulum olması ve multilober<br />

tutulum olması olarak sayılabilir. Postobstrüktif pnömoni<br />

gelişen 1. olgumuzda uygulanan tedaviye rağmen radyolojik<br />

düzelme olmaması üzerine yapılan bronkoskopik<br />

değerlendirmede aspire edilmiş yabancı cisim saptanmıştır.<br />

Şekil 12: Granulasyon dokusu temizlendikten sonra distaldeki yabancı<br />

cisim.<br />

Şekil 13: Hastadan çıkartılan yabancı cisim.<br />

Şekil 11: Sağ alt lob bronşu girişinde granulasyon dokusu.<br />

Yabancı cisim aspirasyonu sonrası en sık görülen semptomlar<br />

öksürük, nefes darlığı, hırıltılı solunum, hemoptizi<br />

ve tıkanma hissidir (1,2). Olgu 2’de yabancı cismin havayolunu<br />

tam obstrükte etmemesi ve sol ana bronş boyunca<br />

granülasyon dokusu gelişimine neden olması, hastanın<br />

kronik öksürük ve dispne şikâyetleri gelişimine neden<br />

olmuştur. Hastamızda da olduğu gibi kronik öksürük<br />

şikâyeti olan hastalarda çekilen PA akciğer grafisinin iyi<br />

incelenmesi ve granülasyon dokusu gelişmeden erken<br />

müdahale edilmesi bu tarz hastaların tedavisinde önemlidir.<br />

Eğer granülasyon dokusu gelişmişse, hızlı iyileşme<br />

sağlanması ve obstrüksiyonun sekelsiz giderilmesine yardımcı<br />

olabilecek bir tedavi yöntemi olarak kriyoterapi<br />

akılda bulundurulmalıdır.<br />

188 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

Tekrarlayan pnömoni ön tanısı ile aspirasyondan 3 yıl<br />

sonra tetkik edilen 3. olgumuzda olduğu gibi sağlıklı<br />

erişkinler bazen yabancı cisim aspirasyonunu uzun süre,<br />

hayatı tehdit eden bulgu olmadan da tolere edebilir ve<br />

hastaneye yabancı cisme ait gelişen geç komplikasyonlar<br />

sonuçları ile başvurabilirler. Bu hastamızdaki geç müdahale,<br />

tedavi sonrası düzelmeyen ve rezeksiyona giden<br />

bronşektaziye neden olmuştur. Gecikmiş tedaviye bağlı<br />

oluşabilen diğer komplikasyonlar ise yabancı cismin neden<br />

olduğu obstrüksiyonun distalinde enfeksiyon ile sonucunda<br />

oluşan parankimal harabiyetidir. Diğer komplikasyonlar<br />

ise striktür oluşumu, afoni, subkutan amfizem,<br />

bronşektazi, atelektazi, pnömotoraks olarak sayılabilir (8-<br />

11). Yabancı cisim aspirasyonları bronş yapısının anatomisi<br />

gereği, hem dallanma açısının dar olması hem de<br />

çapının geniş olmasından dolayı, sıklıkla sağ tarafa olsa<br />

da bizim iki olgumuzda da daha seyrek olan sol tarafa<br />

aspirasyon mevcuttu (12,13). Bunun nedeni her iki olguda<br />

da aspire edilen materyalin düzgün konturlu olmayıp<br />

trakea bifurkasyon hizasında sol akciğere yönelmesi olabilir.<br />

Havayollarındaki yabancı cismin erken tanı alması ve<br />

çıkarılması, belirtilerde hızlı bir düzelme sağlar. Yabancı<br />

cisim aspirasyonu şüphesi olan vakaların yönetiminde rijid<br />

bronkoskopi hem tanı hem de tedavi anlamında yol göstericidir.<br />

Yabancı cisim aspirasyonlarının tanısında fiberoptik<br />

bronkoskopla değerlendirme, yarar sağlayacağı<br />

gibi yabancı cisme ait granülasyon dokusu oluşumu ile<br />

seyreden olgularda ise tanının gecikmesine neden olabilir.<br />

Olgu 3’te granülasyon dokusu distaline yerleşmiş olan<br />

yabancı cisim, yapılan fiberoptik bronkoskopide saptanamamış<br />

ve olgunun tanısında gecikmeye neden olmuştur.<br />

Eğer yabancı cisim havayollarında tanı almadan uzun<br />

süre kalırsa geri dönüşümsüz akciğer hasarına neden<br />

olabilir. Bu durumlarda yabancı cisim çıkarılsa da 3.<br />

olgumuzda olduğu gibi, hasar gören akciğerin rezeksiyonuna<br />

kadar giden tedavilere ihtiyaç duyulabilir.<br />

Erişkin hastalarda yabancı cisim aspirasyon şüphesi<br />

uyandıran klinik ve radyolojik bulgular saptandığında<br />

anamnezin ayrıntılı alınması, hem tanı hem de tedavi<br />

amacıyla bronkoskopik yöntemlerin erken dönemde uygulanması<br />

ciddi komplikasyon gelişimini önlemede yarar<br />

sağlayacaktır. Klinisyenlerin, özellikle havayolunda kritik<br />

obstrüksiyona yol açmadan ortaya çıkan yabancı cisim<br />

aspirasyonlarında, subakut ve kronik semptomları dikkatli<br />

bir şekilde değerlendirmesi olası morbiditeleri azaltmak<br />

için önemlidir.<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - S.N.S., C.Ö., N.G., T.E., L.D., L.K.; Tasarım ve<br />

Dizayn - S.N.S., C.Ö., N.G., T.E., L.D., L.K.; Denetleme -<br />

S.N.S., C.Ö., N.G., T.E., L.D., L.K.; Kaynaklar - N.G.,<br />

T.E.; Malzemeler - L.K., L.D.; Veri Toplama ve/veya İşleme<br />

- S.N.S., C.Ö., L.K.; Analiz ve/veya Yorum - C.Ö.,<br />

L.K.; Literatür Taraması - T.E., N.G.; Yazıyı Yazan -<br />

S.N.S., C.Ö.; Eleştirel İnceleme - L.D., L.K.<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Baharloo F, Veyckemans F, Francis C, Biettlot MP, Rodenstein<br />

DO. Tracheobronchial foreign bodies: presentation<br />

and management in children and adults. Chest<br />

1999; 115:1357-62. [CrossRef]<br />

2. Willett LL, Barney J, Saylors G, Dransfield M. An unusual<br />

cause of chronic cough. Foreign body aspiration. J Gen<br />

Intern Med 2006; 21:C1-3. [CrossRef]<br />

3. Lemberg PS, Darrow DH, Holinger LD. Aerodigestive<br />

tract foreign bodies in the older child and adolescent.<br />

Ann Otol Rhinol Laryngol 1996; 105:267-71. [CrossRef]<br />

4. Tan HK, Brown K, McGill T, Kenna MA, Lund DP, Healy<br />

GB. Airway foreign bodies (FB): a 10-year review. Int J<br />

Pediatr Otolarygol 2000; 56:91-9. [CrossRef]<br />

5. Pasaoglu I, Dogan R, Demircin M, Hatipoğlu A, Bozer AY.<br />

Bronchoscopic removal of foreign bodies in children: retrospective<br />

analysis of 822 cases. Thorac Cardiovasc Surg<br />

1991; 39:95-8.<br />

6. Even L, Heno N, Talmon Y, Samet E, Zonis Z, Kugelman<br />

A. Diagnostic evaluation of foreign body aspiration in<br />

children: a prospective study. J Pediatr Surg 2005;<br />

40:1122-7.<br />

7. Pinto A, Scaglione M, Pinto F, Guidi G, Pepe M, Del Prato<br />

B, et al. Tracheobronchial aspiration of foreign bodies:<br />

current indications for emergency plain chest radiography.<br />

Radiol Med (Torino) 2006; 111:497-506. [CrossRef]<br />

8. Tokar B, Ozkan R, Ilhan H. Tracheobronchial foreign<br />

bodies in children: importance of accurate history and<br />

plain chest radiography in delayed presentation. Clin Radiol<br />

2004; 59:609-15. [CrossRef]<br />

9. Narasimhan KL, Chowdhary SK, Suri S, Mahajan JK, Samujh<br />

R, Rao KLN. Foreign body airway obstructions in<br />

children: lessons learnt from a prospective audit. J Indian<br />

Assoc Pediatr Surg 2002; 7:184-9.<br />

10. Reilly J, Thompson J, MacArthur C, Pransky S, Beste D,<br />

Smith M, et al. Pediatric aerodigestive foreign body injuries<br />

are complications related to timeliness of diagnosis.<br />

Laryngoscope. 1997; 107:17-20. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 189


Yabancı Cisim Aspirasyonu Hekimi Yanıltır mı? Erişkinde Üç Farklı Yabancı Cisim Aspirasyonu Olgusu | Sökücü ve ark.<br />

11. Cataneo AJ, Reibscheid SM, Ruiz Junior RL, Ferrari GF.<br />

Foreign body in the tracheobronchial tree. Clin Pediatr<br />

1997; 36:701-6. [CrossRef]<br />

13. Mu L, He P, Sun D. Inhalation of foreign bodies in Chinese<br />

children: a review of 400 cases. Laryngoscope<br />

1991;101:657-60. [CrossRef]<br />

12. Hasdiraz L, Bicer C, Bilgin M, Oguzkaya F. Turban pin<br />

aspiration: non-asphyxiating tracheobronchial foreign<br />

body in young Islamic women. Thorac Cardiovasc Surg<br />

2006; 54:273-5. [CrossRef]<br />

190 www.respircase.com


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):191-194 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.69885<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Cahit Kafadar, Ersin Öztürk, Kemal Kara, Muzaffer Sağlam, Süleyman Tutar<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Lipom, yağ dokusundan ve nadiren fibröz stromadan<br />

oluşan, yetişkinlerde sık görülen, benign bir yumuşak<br />

doku tümörüdür. İntratorasik yerleşim, özellikle de<br />

parietal plevrada nadir görülür. Tanı anında hastaların<br />

çoğu semptomatik olmadığından, sıklıkla başka<br />

endikasyonlar için çekilen akciğer grafilerinde insidental<br />

olarak saptanır. Bilgisayarlı tomografi (BT) ve<br />

manyetik rezonans görüntüleme (MRG) ile lipom<br />

tanısı koymak mümkündür. Lipomlar yağ atenüasyonunda<br />

lezyonlar olduğundan BT’de dansite ölçümleri<br />

ile tanınırlar ve MRG lezyonların ileri değerlendirmesi<br />

için faydalı olabilir. Bir plevral lipom olgusunu literatür<br />

eşliğinde sunuyoruz.<br />

Anahtar Sözcükler: Lipom, plevra, toraks, bilgisayarlı<br />

tomografi, manyetik rezonans görüntüleme.<br />

Lipomlar yetişkinlerde en sık görülen benign mezenkimal<br />

tümördür. Yumuşak doku tümörlerinin<br />

yarısını ve yağ içeren benign tümörlerin ise %80<br />

kadarını lipomlar oluşturur. İntratorasik lipomlar<br />

mediasten, plevra, akciğer parankimi, diafragma<br />

veya endobronşial lokalizasyonda olabilirler.<br />

Plevral lipomlar, parietal plevranın submezotelyal<br />

tabakasından köken alan ve subplevral, plevral ve<br />

ekstraplevral aralığa uzanan benign yumuşak doku<br />

tümörleridir. Yavaş büyüme gösterirler. Plevral<br />

lipomu olan hastaların büyük kısmı asemptomatik<br />

olup lezyonlar sıklıkla radyografide insidental olarak<br />

saptanır. Oluşabilecek semptomlar arasında<br />

sırt ağrısı, göğüste dolgunluk hissi, prodüktif<br />

In adults, lipoma is a common benign tumor of soft<br />

tissues, composed of adipose tissue and occasionally<br />

fibrous stroma. An intrathoracic location, particularly<br />

in the parietal pleura, is rare. Since most of the patients<br />

have no symptoms at the time of diagnosis, it is<br />

usually diagnosed incidentally with pulmonary radiography<br />

for other indications. It is possible to make a<br />

diagnosis of lipoma by computed tomography (CT)<br />

and magnetic resonance imaging (MRI). Since lipomas<br />

have fat attenuation, diagnosis with CT is made<br />

with density measurements and MRI may also be<br />

useful for further characterization of these lesions. We<br />

report radiological findings of a pleural lipoma case<br />

with the review of the literature.<br />

Key words: Lipoma, pleura, thorax, computed tomography,<br />

magnetic resonance imaging.<br />

olmayan öksürük ve efor dispnesi yer alır (1).<br />

Plevral lipomlar direkt radyografide yumuşak doku<br />

dansitesinde lezyonlar olarak görülür ve büyük<br />

boyutlara ulaşabilirler. Bilgisayarlı tomografide (BT)<br />

homojen yağ dansitesinde lezyonlar olarak görülür<br />

ve dansitesi -50 ile -150 Hounsfield unit (HU)<br />

arasında değişir. BT incelemeler, dansite ölçümleri<br />

ile lezyonların tanınmasında olanak sağlamaktadır<br />

(2). Semptomatik hastalarda ve lipomatöz maligniteler<br />

ile ayrım yapılamayan şüpheli olgularda cerrahi<br />

rezeksiyon yapılmalıdır (3). Görüntüleme yöntemleriyle<br />

tanısı konan olgumuzda plevral lipomun<br />

radyolojik görünüm özelliklerini tartışmayı amaçladık.<br />

GATA Haydarpaşa Eğitim Hastanesi, Radyoloji Kliniği, İstanbul<br />

Department of Radiology, GMMA Haydarpaşa Training<br />

Hospital, İstanbul, Turkey<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 23.03.<strong>2015</strong> Kabul tarihi (Accepted): 12.04.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Cahit Kafadar, GATA Haydarpaşa Eğitim Hastanesi, Radyoloji Kliniği, İstanbul<br />

e-mail: ckafadar@hotmail.com<br />

191


Respiratory Case Reports<br />

OLGU<br />

Şikâyeti olmayan yirmi dört yaşındaki erkek hastaya merkezimizde<br />

akciğer grafisi çekildi. Hastanın fizik muayene<br />

bulguları, laboratuvar incelemeleri, özgeçmişi ve soy<br />

geçmişi özellik arz etmemekteydi. PA akciğer grafisinde<br />

sol hemitoraks orta bölümü üzerine süperpoze olan, yumuşak<br />

doku opasitesinde, keskin konturlu yuvarlak lezyon<br />

görünümü izlendi (Şekil 1). Lateral projeksiyondaki akciğer<br />

grafisinde, tanımlanan kitlesel lezyon sol hemitoraks<br />

ön-üst kesimine lokalize idi(Şekil 2). Lezyonun karakterizasyonu<br />

amacıyla olguya toraks BT incelemesi yapıldı. Sol<br />

üçüncü ve dördüncü kot anterioru seviyesinde, sol hemitoraks<br />

anterolateral bölümde, plevral yerleşimli olan ve<br />

subplevral alana doğru uzanan, içyapısının dansitesi<br />

ortalama -115 HU ölçülen (yağ dansitesi), yaklaşık 6 x<br />

4,5 x 3,5 cm boyutlu, düzgün konturlu, ovoid şekilli homojen<br />

hipodens kitlesel lezyon izlendi (Şekil 3). Postkontrast<br />

görüntülerde lezyon kontrast tutulumu göstermemekteydi.<br />

Lezyon homojenitesini ve iç yapısındaki yağ dokusunu<br />

değerlendirmek amacıyla olguya manyetik rezonans<br />

görüntüleme (MRG) yapıldı. Tariflenen lezyon yağ baskılamanın<br />

uygulanmadığı T1 ve T2 ağırlıklı sekanslarda cilt<br />

altı yağ dokusu ile izointens olup yağ baskılama tekniğinin<br />

uygulandığı görüntülerde sinyalinde homojen olarak<br />

baskılanma izlendi ve yağ içeriği doğrulandı (Şekil 4).<br />

Radyolojik görünüm özellikleri değerlendirildiğinde plevral<br />

lipom tanısı konmuş olup olguya radyolojik takip önerildi.<br />

mediastinal, parankimal, endobronşial veya plevral yerleşimli<br />

olabilirler. Plevral lipomlar ise oldukça nadirdir (4).<br />

Plevral lipomlar parietal plevranın submezotelyal tabakasından<br />

köken alırlar ve subplevral, plevral veya ekstraplevral<br />

aralığa uzanım gösterebilirler.<br />

Şekil 2: Lateral projeksiyondaki akciğer grafisinde, sol hemitoraks ön-üst<br />

kesimine lokalize yumuşak doku yoğunluğunda, keskin konturlu kitlesel<br />

lezyon.<br />

Şekil 3: Aksiyel plandaki BT görüntüsünde, sol hemitoraks anterolateral<br />

bölümde, plevral yerleşimli olan ve subplevral alana doğru uzanan,<br />

lipom ile uyumlu, içyapısı yağ dansitesinde (-115 HU), düzgün konturlu,<br />

homojen hipodens kitlesel lezyon.<br />

Şekil 1: PA akciğer grafisinde, sol hemitoraks orta bölümü üzerine<br />

süperpoze, yumuşak doku opasitesinde, keskin konturlu, yuvarlak lezyon.<br />

TARTIŞMA<br />

Lipomlar, matür yağ dokusu ve bazen de fibröz stroma<br />

içeren benign mezenkimal tümörlerdir. Sıklıkla cilt altı yağ<br />

dokusunda yerleşirler. Toraksta lipomlar nadir görülür ve<br />

Plevrada primer benign tümörler, metastatik lezyonlar<br />

veya diffüz malign mezotelyomaya göre daha az görülür.<br />

Prognozunun iyi olması ve başarılı tedavi olanağı<br />

nedeniyle benign plevral tümörler, plevral malignitelerden<br />

ayırt edilmelidirler. Plevranın benign tümörleri arasında<br />

soliter fibröz tümör, lipomatöz tümörler, adenomatoid<br />

tümör, kalsifiye fibröz tümör, basit mezotelyal kist ve<br />

multikistik mezotelyoma yer alır (5).<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 192


Plevral Lipom: Olgu Sunumu | Kafadar ve ark.<br />

Plevral lipomlar, olgumuzda da olduğu gibi, sıklıkla<br />

soliterdir. Her iki hemitoraksı eşit sıklıkta tutar. Cinsiyet<br />

farklılığı gözetmez. Genellikle 40-60 yaşları arasında tanı<br />

alır. İntratorasik lipomlar obezite ile ilişki gösterebilir (6).<br />

Yavaş büyüme gösterirler. Hastalar sıklıkla asemptomatik<br />

olup radyolojik tetkiklerde rastlantısal olarak tanı alır.<br />

Asemptomatik olan olgumuzda da lezyon rastlantısal<br />

olarak saptanmıştır. Plevral lipomlar büyük boyutlara<br />

ulaşarak basıya bağlı öksürük, ağrı, efor dispnesi gibi<br />

semptomlara yol açabilir (7).<br />

İntratümöral kanamaya bağlı ağrı oluşabilir. Ayrıca, interkostal<br />

aralığa uzanarak kotlarda erozyon, kortikal kalınlaşma<br />

veya hiperostoza neden olabilir (3).<br />

Şekil 4a, b: Aynı seviyeden geçen aksiyel plandaki yağ baskısız (a) ve<br />

yağ baskılı (b) T1 ağırlıklı MRG kesitlerinde, lezyon yağ baskısız görüntülerde<br />

cilt altı yağ dokusu ile izointens olarak izlenirken, yağ baskılama<br />

sonrasında, lezyonun yağ içeriğini doğrulayacak şekilde sinyalinde<br />

homojen olarak azalma vardır.<br />

Lipomlar sıklıkla direkt grafilerle saptanırlar; ancak radyografinin<br />

lezyonun tam lokalizasyonu ve karakterizasyonuna<br />

katkısı sınırlıdır. BT lezyonun lokalizasyonu, plevralparankimal<br />

ayrımı, uzanımı ve içyapısının değerlendirilmesini<br />

sağlar. Plevral lipomlar göğüs duvarı ile geniş açı<br />

oluşturan, parankim ve vasküler yapılarda yer değişikliği<br />

oluşturan, düzgün konturlu homojen yağ dansitesinde<br />

lezyonlardır. Dansiteleri ortalama -50 ile -150 HU arasında<br />

değişim gösterir. Fibröz stroma içeriğine bağlı olarak<br />

bazen tamamen homojen olmayabilir (8). MRG ince-<br />

lemeler, yağ baskılama teknikleri kullanılarak lezyon içyapısındaki<br />

yağ dokusu varlığı, miktarı ve homojenitesini<br />

değerlendirmeye olanak sağlar. Ayrıca, yüksek yumuşak<br />

doku çözünürlüğü sayesinde lezyonun uzanımı ve çevre<br />

yapılarla ilişkisi saptanabilir.<br />

Yağ içeren bir lezyon, çevre yapılarda yer değişikliğinden<br />

ziyade infiltrasyon oluşturuyorsa, içyapısı heterojen ise ve<br />

dansitesi -50 HU’dan daha fazlaysa liposarkomdan şüphelenilmelidir.<br />

Lipomlar ile düşük dereceli liposarkomların<br />

radyolojik yöntemlerle ayrımı her zaman yapılamayabilir<br />

ve kesin ayrım için biyopsi ile histopatolojik örnekleme<br />

gerekir (9). Lipoblastom, sıklıkla üç yaş altındaki çocuklarda<br />

görülen, immatür yağ hücrelerinden oluşan ve insidental<br />

olarak saptanan tümördür. Görüldüğü yaş grubu<br />

itibariyle lipomlar ile ayrımı yapılır. Mediastende görülen<br />

yağ içeren lezyonlar lipom, liposarkom, timolipom ve<br />

germ hücreli tümörlerdir. Parankimal ve endobronşial yağ<br />

içeren lezyonlar hamartom, lipom ve lipoid pnömonidir<br />

(1). Lipomlar, yağ dokusu içeren fibrolipom, teratom gibi<br />

diğer tümörlerden yumuşak doku bileşeni içermemesi ile<br />

ayrılırlar. Diafragmaya yakın yerleşimli lezyonlarda diafragmatik<br />

herniler de ayırıcı tanıda düşünülmelidir. Koronal<br />

ve sagittal plandaki görüntüler ayrım için yardımcıdır.<br />

Plevral lipomlara yaklaşım stratejisi tartışmalıdır. Klinik ve<br />

radyolojik bulgularla takip edilmesi bir seçenektir. Özellikle<br />

küçük lezyonlarda, asemptomatik olanlarda, yaşlı ve<br />

genel durumu bozuk hastalarda tercih edilebilecek yöntemdir.<br />

Ancak, başka bir görüşe göre tanısal ve terapötik<br />

amaçlar için cerrahi eksizyon tercih edilmelidir. Cerrahi<br />

sonrası rekürrens oranı %5’in altında bildirilmiştir (10).<br />

Sonuç olarak, plevral lipomlar, genellikle rastlantısal<br />

olarak saptanan ve nadir görülen tümörlerdir. BT ve MRG,<br />

yağ içeren lezyonların görünüm özelliklerini değerlendirerek<br />

ayırıcı tanısına büyük katkı sağlar ve sıklıkla gereksiz<br />

cerrahi işlemleri önler.<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - C.K., E.Ö., K.K., M.S., S.T.; Tasarım ve Dizayn -<br />

C.K., E.Ö., K.K., M.S., S.T.; Denetleme - C.K., E.Ö., K.K.,<br />

M.S., S.T.; Kaynaklar - C.K., S.T.; Malzemeler - C.K.,<br />

E.Ö., S.T.; Veri Toplama ve/veya İşleme - C.K., M.S.,<br />

K.K.; Analiz ve/veya Yorum - C.K., E.Ö., K.K.; Literatür<br />

Taraması - C.K., M.S., K.K.; Yazıyı Yazan - C.K.; Eleştirel<br />

İnceleme - C.K., E.Ö., K.K., M.S., S.T.<br />

193 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Gaerte SC, Meyer CA, Winer-Muram HT, Tarver RD,<br />

Conces DJ Jr. Fat-containing lesions of the chest. Radiographics<br />

2002; 22:61–78.<br />

2. Epler GR, McLoud TC, Munn CS, Colby TV. Pleural lipoma.<br />

Diagnosis by computed tomography. Chest 1986;<br />

90:265-8. [CrossRef]<br />

3. Zidane A, Atoini F, Arsalane A, Traibi A, Hammoumi M,<br />

Ouariachi F, et al. Parietal pleura lipoma: a rare intrathoracic<br />

tumor. Gen Thorac Cardiovasc Surg 2011;<br />

59:363–6. [CrossRef]<br />

4. Politis J, Funahashi A, Gehlsen JA, DeCock D, Stengel BF,<br />

Choi H. Intrathoracic lipomas. Report of three cases and<br />

review of the literature with emphasis on endobronchial<br />

lipoma. J Thorac Cardiovasc Surg 1979; 77:550–6.<br />

5. Granville L, Laga AC, Allen TC, Dishop M, Roggli VL,<br />

Churg A, et al. Review and update of uncommon primary<br />

pleural pumors: a practical approach to diagnosis. Arch<br />

Pathol Lab Med 2005; 129:1428–43.<br />

6. Tateishi U, Gladish GW, Kusumoto M, Hasegawa T, Yokoyama<br />

R, Tsuchiya R, et al. Chest wall tumours: radiologic<br />

findings and pathologic correlation Part 1. Benign<br />

tumours. Radiographics 2003; 23:1477–90.<br />

7. Chen M, Yang J, Zhu L, Zhao H. Intrathoracic giant pleural<br />

lipoma: case report and review of the literature. J<br />

Cardiothorac Surg 2013; 8:196. [CrossRef]<br />

8. Solsona-Norbon B, Sanchez-Paris O, Bernal-Sprekelsen<br />

JC, Puchades-Gil F, Garcia-Vilanova A, Monsalve-Perez<br />

J. Hourglass thoracic lipoma of infancy: case report and<br />

review of the literature. J Pediatric Surg 1997; 32:785–6.<br />

[CrossRef]<br />

9. Müller NL. Imaging of the pleura. Radiology 1993; 186:<br />

297–309. [CrossRef]<br />

10. Sakurai H, Kaji M, Yamazaki K, Suemasu K. Intrathoracic<br />

lipomas: their clinicopathological behaviors are not as<br />

straightforward as expected. Ann Thorac Surg 2008;<br />

86:261–5. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 194


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):195-199 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.43265<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Ayşe Baççıoğlu 1 , Eylem <strong>Yıl</strong>dırım 1 , Füsun Kalpaklıoğlu 1 , Yasemin Karadeniz Bilgili 2<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Mounier-Kuhn Sendromu (MKS), trakea ve bronşların<br />

genişlemesi, tekrarlayan solunum yolu enfeksiyonları<br />

ve bronşektazi ile karakterizedir. Burada MKS saptanan<br />

iki olgu nadir görülmesi nedeniyle sunuldu. Olguların<br />

ortak özellikleri yıllardır zor astım/KOAH<br />

tanılarıyla takip edilmeleri, radyolojik incelemelerinde<br />

bronşektazi varlığı ve bronş sekresyonlarında nadir<br />

görülen bakterilerin üremesiydi. Birinci olgu 43 ve<br />

ikinci olgu 63 yaşında kadın olup toraks radyolojisinde<br />

trakea ve ana bronş çaplarının ileri derecede<br />

geniş olması ile tanı aldılar. Tedavi olarak birinci<br />

olguda trakeaya stent konuldu ve semptomları düzelmekle<br />

beraber her seferinde stent yerinden çıkıp<br />

hemoptiziye yol açınca vazgeçildi. İkinci olguda ise<br />

hipoksemisi olmamasına rağmen polistemisi vardı.<br />

Her iki olguya tedavi olarak bronkodilatör, mukolitik<br />

ve enfeksiyon kontrolü için proflaktik antibiyoterapi ve<br />

aşılarla immünizasyon uygulandı. Sonuç olarak MKS,<br />

tedaviye dirençli bronkospazmda ayırt edici tanı olarak<br />

akla getirilmelidir.<br />

Anahtar Sözcükler: Bronşektazi, Mounier-Kuhn Sendromu,<br />

trakeabronkomegali.<br />

Mounier-Kuhn syndrome (MKS) is a syndrome characterized<br />

by the expansion of the trachea-bronchus,<br />

recurrent respiratory tract infections, and bronchiectasis.<br />

Herein, two cases were presented with MKS, as a<br />

rare disease. For years, cases had been followed up<br />

as asthma/chronic-obstructive-pulmonary-disease. In<br />

the radiological examinations of cases, there were<br />

bronchiectasic areas, and the growth of rare bacteria<br />

in bronchial secretions. The two women were diagnosed<br />

as MKS when they were 43 and 63-yrs-old<br />

respectively, with severe enlargement of the tracheal<br />

and main bronchus diameter in the thoracic radiology.<br />

A tracheal stent was placed in case-1, and although<br />

her symptoms were relieved, we stopped trying<br />

the procedure because of the recurrent displacement<br />

of the stent caused by hemoptysis. Case-2 had polycythemia<br />

with no hypoxemia. Both cases were given<br />

supportive therapy including bronchodilator, mucolytic,<br />

prophylactic antibiotic to control infection and<br />

vaccine immunization. As a result MKS should be<br />

kept in mind in the distinctive diagnosis of treatment<br />

resistant bronchospasm.<br />

Key words: Bronchiectasis, Mounier-Kuhn Syndrome,<br />

tracheobronchomegaly.<br />

1 Kırıkkale Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim<br />

Dalı, İmmünoloji ve Allerji Hastalıkları Bilim Dalı, Kırıkkale<br />

2 Kırıkkale Üniversitesi Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim Dalı, Kırıkkale<br />

1 Department of Chest Diseases, Division of Immunology and<br />

Allergic Diseases, Kırıkkale University Faculty of Medicine,<br />

Kırıkkale, Turkey<br />

2 Department of Radiology, Kırıkkale University Faculty of<br />

Medicine, Kırıkkale, Turkey<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 11.11.2014 Kabul tarihi (Accepted): 27.01.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Ayşe Baççıoğlu, Kırıkkale Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim<br />

Dalı, İmmünoloji ve Allerji Hastalıkları Bilim Dalı, Kırıkkale<br />

e-mail: aysebaccioglu@gmail.com<br />

195


Respiratory Case Reports<br />

Mounier-Kuhn sendromu (MKS) veya diğer isimleri “trakeabronkomegali,<br />

trakeamalazi ve trakeabronkopati”<br />

konjenital olarak görülen nadir radyolojik ve klinik durumdur<br />

(1,2). İlk kez 1932’de Mounier Kuhn tarafından<br />

tarif edilen bu sendromun gelişme nedeni kesin bilinmemektedir.<br />

Biyopsi çalışmalarında düz kas ve elastik fiberlerin<br />

atrofisi sonucu trakea ve ana bronşların anormal<br />

genişlediği ve trakeal halkaların mukozal herniasyon<br />

sonucu divertiküllerin geliştiği düşünülmektedir (3,4).<br />

Trakea ve bronş yapı bozukluğu, yetersiz öksürük refleksine<br />

ve bozulmuş mukosilier klirens aktivitesine yol açarak<br />

sık alt solunum yolu enfeksiyonuna, bronşektaziye ve<br />

fibrozis gelişimine neden olabilmektedir (5,6). Burada<br />

yıllarca astım ve kronik obstrüktif akciğer hastalığı (KOAH)<br />

tanısı ile takip edilen iki MKS olgusu sunulmaktadır.<br />

OLGU<br />

Olgu 1: Kırk sekiz yaşında, kadın hastanın 30 yıldır devam<br />

eden nefes darlığı, ses kısıklığı, öksürük ve balgam<br />

şikâyetleri vardı. Hasta 10 yıldır astım tanısı ile kortikosteroid<br />

ve çeşitli bronkodilatörlerle (formoterol-budesonid,<br />

teofilin, montelukast, tiotropium, salbutamol) tedavi görmekteydi.<br />

Hastanın son 2 yıldır sık antibiyotik kullanımı<br />

(>4/yıl) ve hastane yatışları mevcuttu. Tedaviye dirençli<br />

zor astım tanısı ile üniversite hastanesine yönlendirilmişti.<br />

Özgeçmişinde, çocuk sahibi, sigara içmemiş ve soygeçmişinde<br />

belirgin özellik yoktu. Fizik muayenede hışıltılı<br />

solunum ve her iki akciğerde ekspiryum uzun ve sonor<br />

ronküs bulunmaktaydı. Laboratuvar incelmesinde, demir<br />

eksikliği anemisi (hemoglobin: 11g/dl, ferritin: 12ug/l)<br />

dışında hemogram, serum karaciğer ve renal fonksiyon<br />

testleri normal, c-reaktif protein (CRP) 130mg/L, serum<br />

immünoglobülin (Ig) G, A ve M düzeyleri normal, total<br />

IgE: 1309 kU/l, aspergillus, alternaria gibi küf mantarlarına<br />

karşı serum spesifik IgE düzeyleri negatifti. Arter kan<br />

gazında pH: 7,44, pO 2: 57,5mmHg, pCO 2:37,5mmHg,<br />

O 2 saturasyonu %93,3, EKO’da sistolik pulmoner arter<br />

basıncı (SPAB) 28 mmHg ve kardiyak fonksiyonları normaldi.<br />

Hastanın son 1 yıldaki en yüksek solunum fonksiyon<br />

değerleri; FEV1: %36 (0,98L), FEV1/FVC: %56,7,<br />

FEF25-75: %18, erken ve geç FEV1 reverzibilitesi negatifti.<br />

PA akciğer grafisinde, trakeada düzensizlik ve bilateral<br />

perihiler kistik-retiküler görünüm vardı (Şekil 1a). Yüksek<br />

rezolüsyonlu bilgisayarlı tomografide (YRBT) her iki bronş<br />

sisteminde yaygın genişleme, her iki akciğer dokusunda<br />

bronşektazik değişiklikler (Şekil 1b), sağ üst lobda sentriasiner<br />

nodüller, sağ orta lobda ve sol üst lobda hacim<br />

kaybı, paratrakeal 13mm çaplı trakea divertikülü ve trakea<br />

antero-posterior, sağ ve sol ana bronş çapları sırasıyla<br />

20,6mm, 12mm ve 17mm saptandı (Şekil 2a). Sanal<br />

bronkoskopide, trakeada değişik seviyelerde ama ağırlıklı<br />

olarak posteriorda çok sayıda divertiküller vardı (Şekil 2b).<br />

Fiberoptik bronkoskopide, trakea geniş, trakea üst 1/3’de<br />

belirgin ve karinaya kadar uzanan divertiküler görünüm<br />

izlendi. Bronş lavajında tüberküloz kültürü negatif ve Acinetobacter<br />

üremesi oldu. Hastanın nefes darlığı medikal<br />

tedavi ile kontrol altına alınamadığı için lokal anestezi<br />

altında bronkoskopi ile trakeya silikon stent takıldı. Stent<br />

sonrasında hastanın nefes darlığı, hırıltısı ve ronküslerinin<br />

şiddeti azalırken daha önce 1L üzerine çıkmayan FEV1<br />

değerleri ortalama %45 (1,20L) şeklinde seyretmeye başladı.<br />

Ancak stent takıldıktan 3 gün sonra hasta hemoptizi<br />

ve nefes darlığı artışı ile başvurdu ve yeniden bronkoskopi<br />

yapıldığında stentin yerinden çıktığı görüldü ve bu stent<br />

çıkarılıp yenisi takıldı. Bu durum 4 kez daha tekrar etti ve<br />

sonunda her seferinde en çok 2 gün sonra aynı belirtilerin<br />

olması, stentin çok zor yerleştirilip sabit kalmaması nedeniyle<br />

işlemden vazgeçildi. Bundan sonra öncelikle immünizasyon<br />

(grip ve pnömokok aşıları) yapılıp bronkodilatörlere<br />

ilaveten düzenli mukolitik ve proflaktik antibiyoterapi<br />

(klaritromisin 250mg 1x1 hafta sonu hariç) başlandı.<br />

Takiplerde hastanın antibiyotik ihtiyacı azaldı. Ancak<br />

nefes darlığı şiddetli şekilde devam ettiği için sık kortikosteroid<br />

kullanımı sonucu gelişen yan etkiler ve şikâyetlerinde<br />

düzelme olmaması nedeniyle hastada tedaviye uyumsuzluk<br />

gelişti. Hasta halen takibimizde olmasına rağmen<br />

düzenli kontrollere gelmek yerine yaklaşık ayda bir acile<br />

başvurmaktadır.<br />

Şekil 1a, b: Olgu 1’e ait PA akciğer grafisinde, (a) solda belirgin bilateral<br />

alt ve orta zonda kistik –retiküler görünüm, bilgisayarlı tomografi<br />

transvers kesitte, (b) santral bronşlarda anormal genişlemeler, parankimde<br />

sol alt lobda belirgin kistik bronşektazi.<br />

Şekil 2a, b: Olgu 1’e ait toraks bilgisayarlı tomografisi (a) transvers<br />

kesitte trakea çapı 20,6 mm ve (b) sanal bronkoskopide eşlik eden dev<br />

trakea divertikülü.<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 196


Olgular Eşliğinde Tedaviye Dirençli Bronkospazmın Ayırt Edici Tanısında Mounier-Kuhn Sendromu | Baççıoğlu ve ark.<br />

Olgu 2: Altmış beş yaşında, kadın hastanın 20 yaşından<br />

beri öksürük, balgam şikâyetleri ve akciğer enfeksiyonuna<br />

bağlı sık antibiyotik kullanım öyküsü vardı. Son 5 yıldır bu<br />

şikâyetlerine ilaveten nefes darlığı da eklenmiş ve KOAH<br />

tanısı ile çeşitli bronkodilatörlerin kullanımı (inhaler formoterol-beklametazon,<br />

ipratropium + salbutamol ve<br />

flutikazon nebül) ve yılda en az 2 kez hastane yatışları<br />

vardı. Özgeçmişinde çocuklu olup, Polistemia vera tanısıyla<br />

4 yıldır ‘hidroksiüre’ tedavisi almaktaydı. Soygeçmişinde<br />

belirgin bir özellik yoktu. Fizik muayenede hışıltılı<br />

solunum ve her iki akciğerde ekspiryum uzun ve sonor<br />

ronküs bulunmaktaydı. Laboratuvar incelemesinde; Hb:<br />

14,3g/dl, hematokrit %43, lökosit 10.100/mm 3 (%86,7<br />

nötrofil), trombosit 540.000/mm 3 , karaciğer fonksiyonları<br />

ve böbrek fonksiyon testleri normal, CRP: 20,46mg/l,<br />

prokalsitonin: 0,022ng/ml, serum Ig G, A ve M düzeyleri<br />

normal, total IgE: 4,67 kU/l idi. Arter kan gazında<br />

pH:7,46, pO 2: 81,2mmHg, pCO 2:35,8mmHg, O 2 saturasyonu<br />

%95 ve EKO’da SPAB 35 mmHg ve kardiyak<br />

fonksiyonları normaldi. Hastanın solunum fonksiyon testlerinde<br />

en yüksek FEV1: %77 (1,11L), FEV1/FVC: %55,7<br />

idi. FEF25-75: %22 (0,55L) olup sistemik steroid sonrası<br />

FEV1 değerlendirilmesi ile bakılan geç reverzibilite testi<br />

negatifti. Toraks YRBT’de her iki alt ve üst lobda bronşektazik<br />

görünüm, her iki alt lobda yaygın sentriasiner nodüller,<br />

trakea transvers çapı 33,6mm ve her iki bronş sisteminde<br />

yaygın genişleme izlenmesi ile hastaya MKS tanısı<br />

kondu (Şekil 3 ve 4a). Sanal ve fiber optik bronkoskopide<br />

trakeada düzensizlik ve yaygın divertiküler görünüm izlendi<br />

(Şekil 4b). Bronş lavajında gram (-) basiller ve kültürde<br />

piperasilin ve seftazidime dirençli Pseudomonas aeruginosa<br />

üredi. Kinolon grubu antibiyotik tedavisi sonrası kültür<br />

negatifleşti. İmmünizasyona (grip ve pnömokok aşıları) ve<br />

bronkodilatörlere ilave olarak mukolitik, klaritromisin<br />

proflaksisi başlandı. Hastanın enfeksiyon atakları azaldı<br />

ve halen düzenli kontrollere gelmektedir.<br />

TARTIŞMA<br />

En sık 25–50 yaş arası erkeklerde görülen MKS için uluslararası<br />

literatür taramasında yaklaşık 176 olgu ve ulusal<br />

yayınlarda 13 olgu bildirilmekte olup, en genç ve yaşlı<br />

vakalar 18 aylık ve 79 yaşındadır (6,7). Genelde olgular<br />

sporadik olmakla birlikte otozomal resesif geçiş de bildirilmiştir<br />

(8). Trakea ve bronş yapılarında anormal genişlemeler<br />

Marfan Sendromu, Ehlers-Danlos Sendromu,<br />

ataksi-telenjiektazi, kollajen doku hastalıkları, ankilozan<br />

spondilit, kutis laksa ve hafif zincir depolama hastalığına<br />

sekonder gelişebilmektedir (8). Sunduğumuz iki olgu da<br />

aile öyküsünün bulunmaması nedeniyle sporadik gibi<br />

gözükmektedir. Ayrıca kadın olmaları açısından ve tipik<br />

20’li yaşlardan itibaren semptomlarının başlamasına<br />

rağmen yaklaşık 30 yıl sonra ileri yaşta tanı almaları açısından<br />

genel MKS olgularından farklılık göstermekteydiler.<br />

Şekil 3: Olgu 2’ye ait toraks bilgisayarlı tomografisi, koronal kesitte<br />

trakea en geniş çapı 33,6 mm ve akciğer alt loblarda belirgin bronşektazi.<br />

Şekil 4a, b: Olgu 2’ye ait toraks bilgisayarlı tomografisi, (a) vertikal<br />

kesitte üst mediastende trakeamegali ve (b) sanal bronkoskopide trakea<br />

divertikül ağızı.<br />

Hastalarımızın kliniği MKS için tipik olup nefes darlığı,<br />

öksürük ve balgamın eşlik ettiği tekrarlayan solunum yolu<br />

enfeksiyonları ve pnömoni şeklindeydi. Yayınlarda şiddetli<br />

öksürüğe bağlı senkop ve hemoptizi de şikâyetler arasında<br />

bildirilmiştir (9,10).<br />

MKS, ana hava yollarının hastalığı olarak başlayıp, bronşiyal<br />

genişleme 4. bronş dallanmasına kadar görülebilmektedir<br />

(11). Bronşektazi, hastalığın başlangıcında olmamakla<br />

beraber tekrarlayan enfeksiyonlar sonucu gelişir,<br />

genellikle bilateral ve sakküler tiptedir (5). Ayrıca zaman<br />

içinde akciğer parankiminde fibrozis, amfizem, kronik<br />

solunum yetmezliği, çomak parmak, pnömotoraks ve<br />

vokal kord paralizi geliştiği bildirilmiştir (12-14). MKS<br />

hastalarının sık enfeksiyon ve antibiyotik kullanımına bağlı<br />

balgam kültürlerinde olgu 2’de olduğu gibi Acinetobacter<br />

gibi hastane kaynaklı ve pek çok antibiyotiğe dirençli<br />

197 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

bakteri üremesi olabilmekte ve hatta Alcaligenes xylosoxidans<br />

gibi nadir üreyen bakteriler de bildirilmiştir (15).<br />

Her iki olgu yıllarca astım / KOAH tanılarıyla takip edilmişlerdir.<br />

Hâlbuki MKS astımdan farklı olarak reversibl bir<br />

hava yolu hastalığı değilken, KOAH’tan ise erken başlangıç<br />

yaşı ve sigara etyolojisinin olmaması ile ayırt edilebilirdi.<br />

Bronşektazi tanısı MKS için kısmen doğru olmakla<br />

beraber solunum fonksiyon testinde hem santral hem<br />

periferik hava yolu obstrüksiyonu, inspiratuvar kolda bifazik<br />

görünüm, tidal hacim ve ölü boşlukta ve rezidüel hacimde<br />

artış olması ile farklılık göstermektedir (13). Bunun<br />

nedeni, inspiryum başlangıcında negatif intratorasik basınç<br />

ile genişleyen trakeanın inspiryumun ortasında ve<br />

ekspiryum başında intratorasik basınç artışına bağlı duvar<br />

direnci azalması sonucu gelişen kapanmasıdır (5).<br />

Hastalığın kesin tanısı radyolojik olarak toraks YRBT’de<br />

trakea çapının kadında 21mm erkekte 25mm ve üzerinde<br />

olması ve sağ ve sol ana bronş çapının sırasıyla 20mm ve<br />

18mm üzerinde olması ile konulabilir (Tablo 1) (11,14).<br />

Bronkoskopide divertiküllerin izlenmesi ve öksürük veya<br />

ekspiryumda trakea/ana bronşların kollaps olması da<br />

tipiktir. Hastaların radyolojileri tipik MKS özellikleri göstermekteydi.<br />

Tablo 1: MKS için radyolojik tanı kriterleri (Transvers çap mm olarak)<br />

(14).<br />

Trakea Sağ ana bronş Sol ana bronş<br />

Erkek 25 21.1 18.4<br />

Kadın (K) 21 19.8 17.4<br />

Olgu 1(K) 20,6 12 17<br />

Olgu 2 (K) 33,6 15 18<br />

Hastalığa özel bir tedavi şekli olmayıp semptomatik olanlara<br />

enfeksiyon ataklarının uygun antibiyotiklerle tedavisi<br />

ve sık antibiyotik kullanımını önlemek için antibiyotik proflaksisi,<br />

grip ve pnömokok aşılarıyla immünizasyon, pulmoner<br />

rehabilitasyon, sigara ve irritanlardan uzak durulması<br />

önerilmektedir. Ağır olgularda girişimsel işlem olarak<br />

trakeal kollapsa karşılık trakeal stent, endoprotez ve<br />

trakea-bronkoplasti yapılabilmektedir. Buna karşın cerrahi<br />

girişimler ve akciğer transplantasyonu hastalığın yaygın<br />

yapısı nedeni ile yararlı olmamaktadır (10). Endotrakeal<br />

stent cerrahi seçeneklere göre daha az invazif olması ve<br />

bronkoskopik olarak uygulanabilmesi açısından kolay bir<br />

seçenek olup ileri derecede hava yolu obstrüksiyonu ve<br />

trakeal kollapsı olan olgularda uygulanabilir. Silikon<br />

stentler metallere tercih edilmektedir, çünkü kırılma ve yer<br />

değiştirme riski daha az ve yerinden çıkarılması daha<br />

kolaydır. Her ne kadar olgumuzda trakeal silikon stent<br />

fayda sağlasa da kalıcı olmaması ve birden çok yapılan<br />

uygulamalar hastada yıpranmaya yol açmış olabilse de<br />

literatürde kalıcı fayda sağladığını bildiren yayınlar mevcuttur.<br />

Odell ve ark. (16) 12 MKS olgusundan 10’nuna<br />

stent takıp 7 tanesine daha sonra trakea-bronkoplasti<br />

yapmışlardır. Stent sonrası 3 hastada trakeabronşit, 1<br />

hastada laringeal ödem ve akut respiratuar distres sendromu<br />

ve 1 hastada stentin yerinden çıkması görülürken 2<br />

hastada stent başarısız olmuş ve 1 hastada ise stent kalıcı<br />

tedavi olarak devam edilmiştir.<br />

Sonuç olarak, kliniği bronşektazi hastalığı ile benzer olan<br />

MKS, sık tekrarlayan alt solunum yolu enfeksiyonu ve<br />

tedaviye dirençli bronkospazmda ayırt edici tanı olarak<br />

akla getirilmelidir.<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - A.B., E.Y., F.K., Y.K.B.; Tasarım ve Dizayn - A.B.,<br />

E.Y., F.K., Y.K.B.; Denetleme - A.B., E.Y., F.K., Y.K.B.;<br />

Kaynaklar - A.B., E.Y., F.K., Y.K.B.; Malzemeler - A.B.,<br />

E.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - F.K.; Analiz ve/veya<br />

Yorum - Y.K.B.; Literatür Taraması - E.Y.; Yazıyı Yazan -<br />

A.B.; Eleştirel İnceleme - F.K., Y.K.B.<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Özesmi M, Barış Yİ. Trakeabronşiomegali. Tuber ve Toraks<br />

1971; 19:178-84.<br />

2. Yazıcıoğlu S, Özdemir N, Güner Y. Trakeobronkomegali<br />

ve trakeada divertikül gösteren bir vaka. AÜTF Mecmuası<br />

1972; 84-91.<br />

3. <strong>Yıl</strong>maz A, Coşkunsel M, Işık R. Mounier-Kuhn sendromu.<br />

Solunum Hastalıklar 1991; 2:283-6.<br />

4. Bedirhan MA, Yörük Y, Karadeniz A. Trakeobronkomegali.<br />

Solunum Hastalıkları 1993; 7:373-5.<br />

5. Çiftçi B, <strong>Yıl</strong>maz A, Erdoğan Y, Biber C, Turay UY, Ergun P<br />

ve ark. Mounier-Kuhn Sendromu: Olgu Sunumu ve Literatürün<br />

Gözden Geçirilmesi. Solunum Hastalıkları 2007;<br />

18:79-83.<br />

6. Özer F, Bektemur G, Yaşar S. Trakeabronkomegali. S.Ü.<br />

Tıp Fakültesi Dergisi 1995 11:275-80.<br />

7. Karalezli A, Yurdakul M, Mısırlı F. Mounier-Kuhn syndrome:<br />

a case report (tracheobronchomegaly). Turkiye Klinikleri<br />

J Med Sci 1999; 19:37-9.<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 198


Olgular Eşliğinde Tedaviye Dirençli Bronkospazmın Ayırt Edici Tanısında Mounier-Kuhn Sendromu | Baççıoğlu ve ark.<br />

8. Menon B, Aggarwal B, Iqbal A. Mounier-Kuhn syndrome<br />

report of 8 cases of tracheobronchomegaly with associated<br />

complications. South Med J 2008; 101:83. [CrossRef]<br />

9. Canbakan SÖ, Kurt B, Yurdakul A, Sönmez Ö, Samurkaşoğlu<br />

B, Başer Y. Mounier-Kuhn sendromu (2 olgu nedeniyle).<br />

Solunum Hastalıkları 1996; 7:489-95.<br />

10. Sarper A, Öz N, Demircan A, Işın E. Mounier-Kuhn syndrome:<br />

case report. Turk J Thorac Cardiovasc Surg 2002;<br />

10:116-7.<br />

11. Damgacı L, Durmuş S, Paşaoğlu E. Mounier-Kuhn syndrome<br />

(tracheobronchomegaly). Tanisal ve Girisimsel<br />

Radyoloji 2002; 8:165-6.<br />

12. Dalar L, Eryüksel E, Kosar F, Karasulu AL, Urer N,<br />

Sökücü SN ve ark. Mounier-Kuhn sendromlu olguda<br />

malign fibröz histiyositom metastazına bağlı ana hava<br />

yolu obstrüksiyonu. Tuberk Toraks 2012; 60:167-71.<br />

[CrossRef]<br />

13. Celik B, Bilgin S, Yuksel C. Mounier-Kuhn syndrome: a<br />

rare cause of bronchial dilation. Tex Heart Inst J 2011;<br />

38:194-6.<br />

14. Ertan E, Geniş N, Kocabağ İ, <strong>Yıl</strong>maz V, Tutar M. Mounier<br />

Kuhn sendromu: tekrarlayıcı solunum yolu enfeksiyonlarının<br />

nadir bir sebebi. Respir Case Rep 2014; 3:130-3.<br />

[CrossRef]<br />

15. Arroyo-Cózar M, Ruiz-García M, Merlos EM, Vielba D,<br />

Macías E. Case report: respiratory infection due to Alcaligenes<br />

xylosoxidans in a patient with Mounier-Kuhn syndrome.<br />

Rev Chilena Infectol 2012; 29:570-1. [CrossRef]<br />

16. Odell DD, Shah A, Gangadharan SP, Majid A, Michaud<br />

G, Herth F, et al. Airway stenting and tracheobronchoplasty<br />

improve respiratory symptoms in Mounier-Kuhn<br />

syndrome. Chest 2011; 140:867-73. [CrossRef]<br />

199 www.respircase.com


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):200-203 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.58070<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Emine Aksoy, Dilem Anıl Tokyay, Fatma Tokgöz Akyıl, Ayşe İrem Kılıç, Tülin Sevim<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Scimitar sendromu veya pulmoner venolober sendrom,<br />

nadir görülen bir konjenital venöz dönüş anomalisidir.<br />

Kırk yedi yaşında kadın hasta, göğüs ağrısı<br />

ve eforla gelişen nefes darlığı şikâyeti ile başvurdu.<br />

Fizik muayenesi ve laboratuvar bulguları normaldi.<br />

Postero-anterior akciğer grafisinde sağ akciğer alt<br />

alanda sağ kalp kenarı boyunca nonhomojen opasite<br />

artışı, sağ akciğerde volüm kaybı, kalp gölgesinin<br />

sağa doğru yer değiştirdiği izlendi. Ekokardiyografide<br />

sistolik pulmoner arter basıncı 55 mmHg ölçüldü.<br />

Fiberoptik bronkoskopide sağ bronşial sistemde ara<br />

bronşun olmadığı görüldü. Manyetik rezonans anjiografide,<br />

Scimitar sendromu ile uyumlu olarak sağ<br />

pulmoner venlerin subdiafragmatik mesafede inferior<br />

vena kavaya drene olduğu izlendi. Anormal pulmoner<br />

venöz dönüş, sağ akciğer hipoplazisi, ara bronş<br />

anomalisi ve pulmoner hipertansiyon ile Scimitar<br />

sendromu tanısı konulan olgumuz literatürler eşliğinde<br />

sunuldu.<br />

Anahtar Sözcükler: Pulmoner hipertansiyon, pulmoner<br />

ven, scimitar sendromu.<br />

Scimitar sendromu olarak bilinen venopulmoner<br />

sendrom, sağ pulmoner venin, inferior vena kava<br />

veya sağ atriuma açılması ile karakterize nadir<br />

görülen konjenital bir pulmoner venöz dönüş ano-<br />

Scimitar syndrome or pulmonary venolabar syndrome<br />

is a rare congenital anomalous pulmonary venous<br />

return. A 47-year-old woman presented at our clinic<br />

with chest pain and shortness of breath during exertion.<br />

The physical examination and laboratory findings<br />

were normal. The chest radiograph demonstrated<br />

non-homogeneous increased opacity along the<br />

right cardiac border, and volume loss of the right<br />

lung with cardiac silhouette displacement, to the<br />

right. Echocardiography pulmonary artery systolic<br />

pressure was measured as 55 mmHg. Fiberoptic<br />

bronchoscopy revealed the intermediate bronchus<br />

was absent. On magnetic resonance angiography, it<br />

was observed that the right pulmonary veins drained<br />

into the inferior vena cava at a subdiaphragmatic<br />

level, consistent with Scimitar Syndrome. The case,<br />

diagnosed as Scimitar syndrome, is presented in the<br />

light of the literature.<br />

Key words: Pulmonary hypertension, pulmonary vein,<br />

scimitar syndrome.<br />

malisidir (1,2). Kliniğimizde Scimitar sendromu<br />

tanısı konulan 47 yaşında bir kadın hasta, sendromun<br />

nadir görülmesi nedeniyle, bilgilendirilmiş<br />

onamı alınarak sunuldu.<br />

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve<br />

Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul<br />

Department of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases<br />

and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul,<br />

Turkey<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 20.01.<strong>2015</strong> Kabul tarihi (Accepted): 09.03.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Dilem Anıl Tokyay, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi,<br />

Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul<br />

e-mail: dmavigok@gmail.com<br />

200


Respiratory Case Reports<br />

OLGU<br />

Kırk yedi yaşında kadın hasta, göğüs ağrısı ve eforla gelişen<br />

nefes darlığı şikâyeti ile kliniğimize başvurdu. Şikâyetleri<br />

9 yıldır ara ara olmaktaydı ve son yıllarda artmıştı.<br />

Astım tanısı ile 9 yıldır bronkodilatatör tedavi kullanmaktaydı.<br />

Ev hanımıydı ve hiç sigara içmemişti. Soygeçmişinde<br />

özellik yoktu.<br />

Fizik muayenede, hastanın genel durumu iyi, vital bulguları<br />

normaldi. Kalp tepe atımı orta hatta duyuldu. Diğer<br />

sistem muayeneleri doğaldı. Tam kan sayımı ve biyokimya<br />

değerlerinde patolojik bulgu yoktu. Spirometrik değerlendirme<br />

normaldi [FVC: 2,27 L FEV1: 2,09 L (%86),<br />

FEV1/FVC: %92]. Postero-anterior (PA) akciğer grafisinde<br />

sağ akciğerde volüm kaybı ve alt alanda sağ kalp kenarı<br />

boyunca nonhomojen opasite artışı, kalp gölgesinin sağa<br />

doğru yer değiştirmiş olduğu izlendi (Şekil 1).<br />

Toraks bilgisayarlı tomografide (BT), dekstrokardi, sağ<br />

akciğer hipoplazisi, sağ akciğer orta alandan kardiyofrenik<br />

açıya doğru uzanan genişlemiş pulmoner ven izlendi,<br />

venopulmoner sendrom lehine yorumlandı (Şekil 2).<br />

Olgu kardiyoloji ile konsülte edildi; ekokardiyografide<br />

ejeksiyon fraksiyonu %65 idi, kardiyak apeksin orta hatta<br />

olduğu görüldü, sağ kalp boşluklarında genişleme, hafif<br />

derecede triküspit kapak yetersizliği kaydedildi, sistolik<br />

pulmoner arter basıncı (PAPs) 55 mmHg olarak ölçüldü.<br />

Pulmoner hipertansiyon saptandı. Ek anomali araştırmak<br />

amacıyla istenen miyokard perfüzyon sintigra-anjiyografisi<br />

normaldi.<br />

Endobronşial değerlendirme amaçlı fiberoptik bronkoskopi<br />

(FOB) yapıldı. Sağ bronş sisteminde ara bronşun<br />

izlenmediği, üst lob karinasından hemen sonra alt lob 6.<br />

segment orta lob ve bazal segment ostiumlarının yer aldığı<br />

görüldü (Şekil 3).<br />

Toraks manyetik rezonans (MR) anjiografide sağ pulmoner<br />

venlerin subdiafragmatik mesafede inferior vena kavaya<br />

(VCI) drene olduğu izlendi ve ‘Scimitar sendromu’ ile<br />

uyumlu olarak raporlandı (Şekil 4). Anormal pulmoner<br />

venöz dönüş, sağ akciğer hipoplazisi, ara bronş anomalisi<br />

ve pulmoner hipertansiyon ile birliktelik gösteren olgumuza<br />

Scimitar sendromu tanısı konuldu. Tıbbi ve cerrahi<br />

yönden bir girişim düşünülmeyerek izleme alındı.<br />

Şekil 1: PA akciğer grafisinde, sağ akciğer alt alanda kalp kenarı boyunca<br />

nonhomojen opasite artışı, sağ akciğerde volum kaybı ve kalp<br />

gölgesinde sağa doğru yer değiştirme.<br />

Şekil 3: Fiberoptik bronkoskopide, sağ bronş sisteminde ara bronşun<br />

izlenmedi, üst lob karinasından hemen sonra alt lob 6. segment, orta lob<br />

ve bazal segment ostiumları yer alıyordu.<br />

Şekil 2: Toraks BT’de, sağ akciğer hipoplazisi ve sağ akciğer orta alandan<br />

kardiyofrenik açıya doğru uzanan genişlemiş pulmoner ven.<br />

TARTIŞMA<br />

Scimitar sendromu, ‘parsiyel anormal pulmoner venöz<br />

konneksiyon (PAPVC) olarak tanımlanan konjenital hastalıklar<br />

grubundadır ve görülme sıklığı 100.000’de 1–3<br />

olarak kabul edilmektedir (3,4).<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 201


Scimitar Sendromu: Olgu Sunumu | Tokyay ve ark.<br />

Pulmoner venin vena kava inferior (VCI)’a drene olduğu<br />

ilk olgu 1836’da Cooper tarafından 10 aylık bir çocuğun<br />

otopsisinde tanımlanmıştır (5). Neill ve ark. (6) ise 1960<br />

yılında ilk defa ‘’Scimitar’’ adı kullanılarak tanımlamışlardır.<br />

Bu tanımlamada, sağ pulmoner venin VCI’a drene<br />

olması, parsiyel sistemik arteriel kanlanma ve etkilenen<br />

akciğerde hipoplazi, kardiyak yapılarda sağa yer değiştirme<br />

ve bronş anomaliler belirlenmiştir (6,7). Atrial septal<br />

defekt, ventriküler septal defekt, dekstrokardi gibi ek kardiyak<br />

anomaliler ile birliktelik gösterebilir (8). Sonraları<br />

VCI dışında sağ atrium, vena cava superior, azigos sistemi,<br />

hepatik venler ve sol atriuma drene olan olgular da<br />

bildirilmiştir (9). Sendrom sağ akciğerde tanımlanmış olsa<br />

da, sol akciğerde scimitar sendromu bildirilen olgular da<br />

bulunmaktadır (10,11). Sendromun patogenezi tam olarak<br />

bilinmemektedir ve embriyogenez döneminde akciğerin<br />

tomurcuklanması ile ilgili olduğu kabul edilir (12-14).<br />

değerlendirilebilir. Scimitar sendromunda özellikle operasyon<br />

düşünüldüğünde, anjiografi, bronkoskopi, spirometri<br />

gibi ek tetkikler önerilir (17). Bizim olgumuzda ekokardiyografide<br />

pulmoner hipertansiyon saptanmış, kardiyak<br />

MR anjiografisi normal değerlendirilmişti. Bronkoskopide<br />

sağ ara bronş yokluğu dikkatimizi çekmişti ve MR<br />

anjiografi tanımızı kesinleştirmişti.<br />

Scimitar sendromunda diğer kardiyak defektler ve pulmoner<br />

hipertansiyonun eşlik ettiği durumlarda, konjestif kalp<br />

yetmezliği ve mortalite riski artmaktadır (18).<br />

Cerrahi için endikasyonlar; kalp yetmezliği ve pulmoner<br />

hipertansiyona yol açan %50’nin üzerinde sol-sağ şant,<br />

pulmoner sekestrasyon ve/veya rekürren sağ akciğer<br />

kaynaklı enfeksiyonlar olarak kabul edilir (18). Olgumuzda<br />

cerrahi girişim gerekli görülmeyerek takibe alındı.<br />

Olgunun kardiyoloji ve göğüs hastalıkları takibi devam<br />

etmektedir.<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - E.A., D.A.T., F.T.A., A.İ.K., T.S.; Tasarım ve Dizayn<br />

- E.A., D.A.T., F.T.A., A.İ.K., T.S.; Denetleme - E.A.,<br />

D.A.T., F.T.A., A.İ.K., T.S.; Kaynaklar - E.A., T.S.; Malzemeler<br />

-; Veri Toplama ve/veya İşleme - D.A.T., F.T.A.;<br />

Analiz ve/veya Yorum - E.A., D.A.T., A.İ.K.; Literatür Taraması<br />

- E.A., T.S.; Yazıyı Yazan - E.A., D.A.T.; Eleştirel<br />

İnceleme - E.A., F.T.A.<br />

Şekil 4: Toraks manyetik rezonans (MR) anjiografide, sağ pulmoner<br />

venler subdiafragmatik mesafede inferior vena kavaya drene olmaktaydı.<br />

Klinik olarak asemptomatik veya ciddi pulmoner hipertansiyon<br />

ve/veya kalp yetmezliği ile ortaya çıkabilir (15).<br />

Genç yaşta ortaya çıkan olgularda sıklıkla konjenital kalp<br />

hastalığı eşlik eder (16). Kırk yedi yaşında kliniğimize<br />

başvuran olgumuzun semptomları 35 yaşından sonra<br />

başlamıştı ve tanı anında ekokardiyografide pulmoner<br />

hipertansiyon saptanmıştı.<br />

Radyolojik olarak PA akciğer grafide Scimitar (pala) bulgusu<br />

karakteristiktir. Bu bulgu anormal venöz drenajı<br />

sağlayan desendan seyirli venin, kalbin sağ kenarı boyunca<br />

kıvrık uçlu bir Türk kılıcına benzetilmesidir (17). Olgumuzun<br />

akciğer grafisinde karakteristik bulgusu mevcuttu.<br />

Sendromun tanısında spesifik bulgular en iyi MR anjiografi<br />

ile tespit edilir. Ekokardiyografi ve kardiyak MR anjiografi<br />

ile bulgular doğrulanarak ek başka anomali varlığı<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Gilkeson RC, Haaga JR, Ciancibello LM. Anomalous unilateral<br />

single pulmonary vein: multidetector CT findings.<br />

AJR Am J Roentgenol 2000; 175:1464-5. [CrossRef]<br />

2. Gupta H, Mayo-Smith WW, Mainiero MB, Dupuy DE,<br />

Abbott GF. Helical CT of pulmonary vascular abnormalities.<br />

AJR Am J Roentgenol 2002; 178:487-92. [CrossRef]<br />

3. Mathey J, Galey JJ, Logeais Y, Santoro E, Vanetti A, Maurel<br />

A, et al. Anomalous pulmonary venous return into inferior<br />

vena cava and associated bronchovascular anomalies<br />

(the scimitar syndrome). Thorax 1968; 23:398–<br />

407.<br />

4. Gudjonsson U, Brown JW. Scimitar syndrome. Semin<br />

Thorac Cardiovasc Surg Pediatr Card Surg Annu 2006;<br />

9:56-62. [CrossRef]<br />

5. Cooper G. Case of malformation of the thoracic viscera<br />

consisting of imperfect development of the right lung and<br />

202 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

transposition of the heart. London Med Gaz 1836;<br />

18:600–1.<br />

6. Neill CA, Ferencz C, Sabiston DC, Sheldon H. The familial<br />

occurrence of hypoplastic right lung with systemic arterial<br />

supply and venous return, "scimitar syndrome". Bull<br />

Johns Hopkins Hosp 1960; 107:1–21.<br />

7. Khan A, Ring NJ, Hughes PD. Scimitar syndrome (congenital<br />

pulmonary venolobar syndrome). Postgrad Med J<br />

2005; 81:216. [CrossRef]<br />

8. Brown JW, Ruzmetov M, Minnich DJ, Vijay P, Edwards<br />

CA, Uhlig PN, et al. Surgical management of scimitar<br />

syndrome: an alternative approach. J Thorac Cardiovasc<br />

Surg 2003; 125:238-45. [CrossRef]<br />

9. Schramel FM, Westermann CJ, Knaepen PJ, van den<br />

Bosch JM. The scimitar syndrome: clinical spectrum and<br />

surgical treatment. Eur Respir J 1995; 8:196–201.<br />

[CrossRef]<br />

10. D'Cruz IA, Arcilla RA. Anomalous venous drainage of the<br />

left lung into the inferior vena cava: a case report. Am<br />

Heart J 1964; 67:539–44. [CrossRef]<br />

11. Mardini MK, Sakati NA, Nyhan WL. Anomalous left<br />

pulmonary venous drainage to the inferior vena cava and<br />

through the pericardiophrenic vein to the innominate<br />

vein: left-sided scimitar syndrome. Am Heart J 1981;<br />

101:860–3. [CrossRef]<br />

12. Clements BS, Warner JO. Pulmonary sequestration and<br />

related congenital bronchopulmonary-vascular malformations:<br />

nomenclature and classification based on anatomical<br />

and embryological considerations. Thorax 1987;<br />

42:401–8. [CrossRef]<br />

13. Clements BS, Warner JO, Shinebourne EA. Congenital<br />

bronchopulmonary vascular malformations, clinical application<br />

of a simple anatomical approach in 25 cases.<br />

Thorax 1987; 42:409–16. [CrossRef]<br />

14. Fraser RG, Paré PJA, Paré PD, Fraser RS, Genereux GP.<br />

Diagnosis of Diseases of the Chest, 3rd ed. Philadelphia:<br />

Saunders LD; 1989; pp.748–52.<br />

15. Mordue BC. A case series of five infants with scimitar<br />

syndrome. Adv Neonatal Care 2003; 3:121-32.<br />

[CrossRef]<br />

16. Gikonyo DK, Tandon R, Lucas RV Jr, Edwards JE. Scimitar<br />

syndrome in neonates: report of four cases and review<br />

of the literature. Pediatr Cardiol 1986; 6:193-7.<br />

[CrossRef]<br />

17. Henk CB, Prokesch R, Grampp S, Strasser G, Mostbeck<br />

GH. Scimitar syndrome: MR assessment of hemodynamic<br />

significance. J Comput Assist Tomogr 1997; 21:628-30.<br />

18. Vida VL, Padrini M, Boccuzzo G, Agnoletti G, Bondanza<br />

S, Butera G, et al. Natural history and clinical outcome<br />

of "uncorrected" scimitar syndrome patients: a multicenter<br />

study of the italian society of pediatric cardiology. Rev<br />

Esp Cardiol (Engl Ed) 2013; 66:556-60. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 203


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):204-207 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.03371<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Mustafa Akyıl 1 , Mustafa Vayvada 1 , Elçin Ersöz 1 , Ayçim Şen 2 , Çağatay Tezel 1<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Multiple primary lung cancers are unusual but important<br />

to identify, since the therapy protocol and the<br />

prognosis will be different when compare with metastatic<br />

tumors. We present the case of a 64-year-old<br />

man with synchronous lung tumors of different histopathological<br />

patterns in the same lobe. Radiological<br />

investigation revealed two areas of high-intensity<br />

fludeoxyglucose uptake of varying size within the left<br />

upper lobe. He underwent left upper lobectomy.<br />

Histological analysis confirmed these lesions as adenocarcinoma<br />

and moderately differentiated squamous<br />

cell carcinoma.<br />

Key words: Synchronous tumors, multiple primary<br />

cancers, lung.<br />

Multiple primary lung cancers were first defined by<br />

Martini and Melamed and described as either<br />

synchronous or metachronous (1). A second pulmonary<br />

tumor is most likely a metastatic focus,<br />

from another source, or the recurrence of a primary<br />

tumor; it may also be a secondary primary lung<br />

tumor. Since the prognosis and the treatment<br />

Multipl primer akciğer kanserleri; nadir görülmelerine<br />

rağmen, metastatik akciğer kanserleri ile karşılaştırıldıklarında,<br />

tedavi şeması ve prognozu açısından<br />

farklılık gösterecekleri için tanı almaları oldukça<br />

önemlidir. Burada, merkezimizde tanı konan, aynı<br />

lobda ve farklı histopatolojik tipte senkron tümörleri<br />

olan 64 yaşında bir olgu sunulmuştur. Radyolojik<br />

çalışmalarda, sol üst lob içerisinde yüksek yoğunluklu<br />

fludeoksiglukoz tutulumu olan farklı boyutlarda iki<br />

alan saptanmıştır. Hastamıza sol üst lobektomi uygulanmıştır.<br />

Histopatolojik çalışmalar göstermiştir ki;<br />

belirtilen lezyonlardan biri adenokarsinom, diğeri ise<br />

orta derecede diferansiye skuamoz hücreli karsinom<br />

yapısındadır.<br />

Anahtar Sözcükler: Senkron kanser, multıpl primer<br />

kanser, akciğer.<br />

choices are different, obtaining the correct diagnosis<br />

is critical when multiple pulmonary nodules are<br />

detected concurrently. In this study we present a<br />

case of two histologically different primary tumors<br />

in the same lobe treated with a left upper lobectomy.<br />

The staging of these tumors were discussed.<br />

1 Department of Thoracic Surgery, Süreyyapaşa Chest Diseases<br />

and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul,<br />

Turkey<br />

2 Department of Pathology, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic<br />

Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey<br />

1 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim<br />

ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, İstanbul<br />

2 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim<br />

ve Araştırma Hastanesi, Patoloji Bölümü, İstanbul<br />

Submitted (Başvuru tarihi): 16.11.2014 Accepted (Kabul tarihi): 09.02.<strong>2015</strong><br />

Correspondence (İletişim): Çağatay Tezel, Department of Thoracic Surgery, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery<br />

Training and Investigation Hospital, İstanbul, Turkey<br />

e-mail: mdcagatay@hotmail.com<br />

204


Respiratory Case Reports<br />

CASE<br />

A 64-year-old man was admitted with chest pain. A chest<br />

radiograph showed opacity in the field of the left upper<br />

lung (Figure 1). Thorax computed tomography showed a<br />

lesion in left the upper lobe (Figure 2). Preoperative flexible<br />

bronchoscopic examination showed no endobronchial<br />

lesion and the cytology of bronchial lavage was not<br />

diagnostic. Positron emission tomography scanning revealed<br />

two areas of high-intensity fludeoxyglucose (FDG)<br />

uptake: 33x28 mm in anterior segment of the left upper<br />

lobe (SUVmax of 14.3) and 25x17 mm in the apicoposterior<br />

segment (SUVmax of 11.9) (Figure 3). There was<br />

also associated low-intensity FDG uptake mediastinal<br />

mass (SUVmax of 3.4) and subcentimeter mediastinal<br />

lymph node (SUVmax of 3.2). There was no other focus<br />

of FDG uptake in the abdominopelvic organs, lymph<br />

chains, or peritoneal and serosal surfaces. Skeletal system<br />

and intracranial structures did not show any FDG uptake<br />

either. Respiratory function tests as forced vital capacity<br />

was 3.49 L (96%) and forced expiratory volume in first<br />

second was 2.84 L (100%).<br />

Principally we sampled number #2R, #2L, #4R, #4L,<br />

and #7 lymph nodes using mediastinoscopy. In frozensections<br />

the stations were reported as negative. Then left<br />

a thoracotomy was performed, and sampled the lesion in<br />

the anterior segment. Histological analysis of the resected<br />

lung tissue revealed malignant features in the frozen<br />

section. A left upper lobectomy and a systemic lymph<br />

nodes dissection were performed. Histopathological examination<br />

of the lesion in the anterior segment was reported<br />

as adenocarcinoma whereas the tumor in the<br />

apicoposterior segment was reported as moderately differentiated<br />

squamous cell carcinoma (Figure 4a and b).<br />

Resection margins were negative. The pathologic examination<br />

showed no nodal involvement of adenocarcinoma;<br />

that tumor was evaluated as stage 1A and T1b, N0, M0<br />

according to the TNM staging of lung cancer (2). Since<br />

the hilar lymph node was confirmed to be metastasis from<br />

squamous cell carcinoma, it was staged as 2A and T2a,<br />

N1, M0. The drains were taken out on postoperative day<br />

three and the patient was discharged on the fourth day,<br />

planning adjuvant chemotherapy.<br />

Figure 2: Thorax computed tomography demonstrating two tumors in the<br />

left upper lobe. The white arrow depicts the central tumor and the black<br />

arrow depicts the peripheral tumor<br />

Figure 1: Chest radiograph at presentation<br />

Figure 3: PET/CT images demonstrating the presence of two highintensity<br />

FDG uptake areas in the left upper lobe<br />

DISCUSSION<br />

When two pulmonary tumors are seen simultaneously, the<br />

possibility of synchronous tumors should be taken into<br />

account. Synchronous tumors are the tumors identified<br />

concurrently in patients with multiple primary lung cancers.<br />

If there has been a time interval of more than 12 months<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 205


Multiple Primary Lung Carcinomas in the Same Lobe | Tezel et al.<br />

between the detection of the first lesion and the detection<br />

of a subsequent lesion, the lesions are identified as metachronous<br />

tumors. Five-year survival is reported to be 28%<br />

and 37.5% when the lesion is surgically removable (1,3).<br />

Synchronous tumors may be diagnosed according to the<br />

criteria originally proposed by Martini and Melamed (1),<br />

and which are based on characteristics of the tumor (inclusive<br />

of, but not limited to, location, morphology, vascular<br />

invasion, metastasis, presence or absence of carcinoma<br />

in situ). Today, the accepted diagnostic criteria<br />

include, the demonstration of synchronous masses with<br />

different histology, and at histologically similarity, arousal<br />

of distinct and separate endobronchial foci of the tumors<br />

(4,5).<br />

Figure 4a, b: Formalin-fixed paraffin-embedded (FF-PE) samples, right<br />

(A) adenocarcinoma and the left (B) squamous cell carcinoma (HE, 10X)<br />

In our case, two primary tumors were simultaneously<br />

identified in the same lobe. These tumors, having different<br />

histopathological patterns, are taken as criteria defining<br />

synchronous tumors.<br />

According to the literature, multiple primary lung cancer<br />

occurs with an incidence of 1% to 16% in clinical series<br />

(6-8). Autopsy studies have revealed a higher incidence<br />

of 3.5% to 14% (9). Antakli et al. (10) demonstrated a<br />

4.1% incidence of the second primary lung cancer in<br />

1,572 cases of cancer patients: the metachronous cancer<br />

comprising 60% and the synchronous 40%.<br />

Squamous carcinoma is the most common histopathological<br />

type in multiple primary lung cancers. Most of the<br />

cases contain associations between squamous carcinoma<br />

and one of other tumor types. Squamous carcinoma -<br />

squamous carcinoma, squamous carcinoma – small cell<br />

carcinoma, squamous carcinoma - adenocarcinoma<br />

associations are the most frequent pathologic associations<br />

in synchronous tumors (11,12). In our case, adenocarcinoma<br />

was detected in the anterior segment and<br />

moderately differentiated squamous cell carcinoma was<br />

detected in apicoposterior segment of the left lung.<br />

Surgical strategy in patients with metachronous and synchronous<br />

lung carcinomas is determined on the basis of<br />

patient status and tumor resectability (7). In 2010, Finley<br />

et al. (13) reported a series of 175 patients with synchronous<br />

primary lung cancers who had undergone surgical<br />

resections, where it was discovered that, in 15 % of them,<br />

the lesions were in the same lobe. Patients with synchronous<br />

tumors, five-year survival has been determined as<br />

27% in patients undergoing pneumonectomy and 71%<br />

after lobectomy / segmentectomy (14). In the case of our<br />

patient, a left upper lobectomy was performed. Long-term<br />

survival has been reported to be better in patients with<br />

synchronous tumors than the patients with stage 3B and<br />

stage 4 pulmonary cancers (15).<br />

The seventh revision of the International Association for<br />

the Study of Lung Cancer (IASLC) tumor–node–metastasis<br />

(TNM) staging of lung cancer led to alterations in the<br />

classification of the T and M descriptors of the staging<br />

system. T4 tumors with additional nodule(s) in the same<br />

lobe of the primary tumor have been reclassified as T3 (2).<br />

In 2012, Sepehripour et al. (16) presented a case with<br />

three synchronous, histologically different, primary tumors<br />

in the same lobe and the reclassification of TNM staging<br />

has led to the downstaging of the tumor, allowing consideration<br />

for surgical management, in this patient.<br />

According to the seventh revision of the IASCL TNM staging<br />

of lung cancer, multiple primary tumors should be<br />

separately staged (2). In our case, according to TNM<br />

staging system, one of the tumors was evaluated at stage<br />

1A and T1b, N0, M0, while the other tumor was revealed<br />

to be at stage 2A and T2a, N1, M0. Therefore, the presence<br />

of nodal involvement (either N1 or N2), especially<br />

along with other poor prognostic predictors, indicates an<br />

aggressive clinical course and consideration should be<br />

first given to other available curative treatment options<br />

(17). In our case adjuvant chemotherapy was planned.<br />

In conclusion, the possibility of detecting synchronous<br />

tumors should be considered, if more than one pulmonary<br />

tumor is seen simultaneously. We believe that the<br />

diagnosis is important because of the changes in staging,<br />

prognosis and treatment modalities.<br />

CONFLICTS OF INTEREST<br />

None declared.<br />

AUTHOR CONTRIBUTIONS<br />

Concept - M.A., M.V., E.E., A.Ş., Ç.T.; Planning and<br />

Design - M.A., M.V., E.E., A.Ş., Ç.T.; Supervision - M.A.,<br />

M.V., E.E., A.Ş., Ç.T.; Funding - A.Ş.; Materials - M.V.;<br />

Data Collection and/or Processing - M.A.; Analysis<br />

206 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

and/or Interpretation - A.Ş.; Literature Review - E.E.; Writing<br />

- M.A.; Critical Review - C.T.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - M.A., M.V., E.E., A.Ş., Ç.T.; Tasarım ve Dizayn -<br />

M.A., M.V., E.E., A.Ş., Ç.T.; Denetleme - M.A., M.V., E.E.,<br />

A.Ş., Ç.T.; Kaynaklar - A.Ş.; Malzemeler - M.V.; Veri<br />

Toplama ve/veya İşleme - M.A.; Analiz ve/veya Yorum -<br />

A.Ş.; Literatür Taraması - E.E.; Yazıyı Yazan - M.A.; Eleştirel<br />

İnceleme - C.T.<br />

REFERENCES<br />

1. Martini N, Melamed MR. Multiple primary lung cancers. J<br />

Thorac Cardiovasc Surg 1975; 70:606-12.<br />

2. Rami-Porta R, Ball D, Crowley J, Giroux DJ, Jett J, Travis<br />

WD, et al. The IASLC Lung Cancer Staging Project: proposals<br />

for the revision of the T descriptors in the forthcoming<br />

(seventh) edition of the TNM classification for lung<br />

cancer. J Thorac Oncol 2007; 2:593–602.<br />

3. Tanimura S, Kajita M, Tsuchiya R, Miyazawa N, Naruke T,<br />

Yoneyama T, et al. Diagnosis, treatment and prognosis<br />

of multiple primary carcinoma of lung. Haigan 1982;<br />

22:45-52.<br />

4. Ferguson MK. Synchronous primary lung cancers. Chest<br />

1993; 103(4 Suppl):398S–400S. [CrossRef]<br />

5. Yoon HJ, Lee HY, Han J, Choi YL. Synchronous triple<br />

primary lung cancers: a case report. Korean J Radiol<br />

2014; 15:646-50. [CrossRef]<br />

6. Ferguson MK, DeMeester TR, DesLauriers J, Little AG,<br />

Piraux M, Golomb H. Diagnosis and management of<br />

synchronous lung cancers. J Thorac Cardiovasc Surg<br />

1985; 89:378-85.<br />

7. Flynn MJ, Doris R, Shahira AE, Higgins B, Barnard S. Metachronous<br />

and synchronous lung tumors: five malignant<br />

lung pathologies in 1 patient during 7 years. Ann Thorac<br />

Surg 2004; 78:2154-5. [CrossRef]<br />

8. Shen C, Xu H, Liu L, Zhou Y, Chen D, Du H, et al.<br />

“Unique trend” and “contradictory trend” in discrimination<br />

of primary synchronous lung cancer and metastatic<br />

lung cancer. BMC Cancer 2013; 13:467. [CrossRef]<br />

9. Mathisen DJ, Jensik RJ, Faber LP, Kittle FK. Survival following<br />

resection for second and third primary lung cancers.<br />

J Thorac Cardiovasc Surg 1984; 88:502-10.<br />

10. Antakli T, Schaefer RF, Rutherford JE, Reed RC. Second<br />

primary lung cancer. Ann Thorac Surg 1995; 59:863-6.<br />

[CrossRef]<br />

11. Bower SL, Choplin RH, Muss HB. Multiple primary bronchogenic<br />

carcinomas of the lung. Am J Radiol 1983;<br />

140:253-8. [CrossRef]<br />

12. Kobashi Y, Fukuda M, Yoshida K, Miyashita N, Niki Y,<br />

Oka M. Synchronus presentation of early-stage small cell<br />

carcinoma and adenocarcinoma in the same lung lobe.<br />

Intern Med 2006; 45:287-91.<br />

13. Finley DJ, Yoshizawa A, Travis W, Zhou Q, Seshan VE,<br />

Bains MS, et al. Predictors of outcomes after surgical treatment<br />

of synchronous primary lung cancers. J Thorac<br />

Oncol 2010; 5:197-205. [CrossRef]<br />

14. Kocaturk CI, Gunluoglu MZ, Cansever L, Demir A, Cinar<br />

U, Dincer SI, et al. Survival and prognostic factors in surgically<br />

resected synchronous multiple primary lung cancers.<br />

Eur J Cardiothorac Surg 2011; 39:160-6.<br />

[CrossRef]<br />

15. Battafarano RJ, Meyers BF, Guthrie TJ, Cooper JD, Patterson<br />

GA. Surgical resection of multifocal non-small cell<br />

lung cancer is associated with prolonged survival. Ann<br />

Thorac Surg 2002; 74:988-93. [CrossRef]<br />

16. Sepehripour AH, Nasir A, Shah R. Multiple synchronous<br />

primary tumours in a single lobe. Interact Cardivoasc<br />

Thorac Surg 2012; 14:340-1. [CrossRef]<br />

17. Tanvetyanon T, Finley DJ, Fabian T, Riquet M, Voltolini L,<br />

Kocaturk C, et al. Prognostic factors for survival after<br />

complete resections of synchronous lung cancers in multiple<br />

lobes: pooled analysis based on individual patient<br />

data. Ann Oncol 2013; 24:889–94. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 207


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):208-211 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.29494<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Serda Kanbur 1 , Serdar Evman 1 , Onursal Varlıklı 2<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Tracheobronchial rupture is a rare but life-threatening<br />

injury encountered after blunt chest traumas. It is<br />

especially seen in pediatric patients because of the<br />

complete conduction of traumatic kinetic energy and<br />

the direct exposure to the airway, due to the increased<br />

elasticity of the chest wall and other anatomical<br />

structures. We report the case of an eight-yearold<br />

boy, who presented with right-sided pneumothorax,<br />

following blunt chest trauma. He deteriorated<br />

despite a thoracic drain and, during the emergency<br />

thoracotomy was finally diagnosed with a main bronchial<br />

rupture, and was treated with isolated end-toend<br />

bronchial anastomosis. The repair of right main<br />

bronchial rupture was performed with complete<br />

preservation of the right lung; the boy was discharged<br />

from the hospital on postoperative day 10, and was<br />

followed up asymptomatically for the following 32<br />

months. This rare thoracic surgery case of pediatric<br />

patients is discussed in light of recent literature for<br />

diagnosis and surgical management.<br />

Key words: Blunt trauma, main bronchus, rupture,<br />

surgery.<br />

Künt göğüs travması sonrasında oluşan trakeobronşiyal<br />

rüptür, nadiren ortaya çıkan ancak hayati tehdit<br />

edici olup, özellikle pediyatrik hasta grubunda göğüs<br />

kafesinin ve diğer anatomik yapıların erişkinlere göre<br />

daha esnek olması sebebiyle tüm travmatik enerjinin<br />

iletimine bağlı olarak ortaya çıkan bir yaralanmadır.<br />

Bu yazımızda, künt göğüs travması sonrasında pnömotoraks<br />

gelişen, tüp torakostomiye rağmen durumu<br />

kötüleşen ve acil torakotomi sırasında sağ ana bronş<br />

rüptürü tanısı konulup izole uç uca bronşiyal anastomoz<br />

uygulanan 8 yaşında bir olgu sunulmaktadır.<br />

Sağ akciğerin tamamı korunarak sağ ana bronştaki<br />

rüptürü tamir edilen ve postoperatif 10. günde taburcu<br />

olan hasta son 32 aydır şikâyetsiz şekilde takip<br />

edilmektedir. Pediyatrik yaş grubunda ortaya çıkabilecek<br />

bu nadir göğüs cerrahisi olgusu, tanı zorluğu ve<br />

cerrahi tedavi seçenekleri yönünden literatür eşliğinde<br />

tartışılmıştır.<br />

Anahtar Sözcükler: Ana bronş, cerrahi, künt travma,<br />

rüptür.<br />

1 Department of Thoracic Surgery, Süreyyapaşa Chest Diseases<br />

and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul,<br />

Turkey<br />

2 Department of Pediatric Diseases, Sakarya University Training<br />

And Research Hospital, Sakarya, Turkey<br />

1 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim<br />

ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, İstanbul<br />

2 Sakarya Üniversitesi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Çocuk<br />

Hastalıkları Kliniği, Sakarya<br />

Submitted (Başvuru tarihi): 23.01.<strong>2015</strong> Accepted (Kabul tarihi): 04.03.<strong>2015</strong><br />

Correspondence (İletişim): Serdar Evman, Department of Thoracic Surgery, Süreyyapaşa Chest Diseases and Thoracic Surgery<br />

Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey<br />

e-mail: sevman13@yahoo.com<br />

208


Respiratory Case Reports<br />

Blunt trauma to the chest resulting in rupture of a major<br />

bronchus is rare (1). Furthermore, bronchial rupture in<br />

children is exceptional (2). Bronchial rupture is usually the<br />

consequence of a high-speed motor vehicle accident, but<br />

it can also be caused by crushing / twisting injuries or by<br />

a fall from a height (3). Tracheobronchial rupture has a<br />

mortality of almost 30%, with more than half of the<br />

deaths occurring within the first hour of the injury (4,5). It<br />

is frequently associated with other thoracic or abdominal<br />

injuries that can result in delays in diagnosis or even in a<br />

failure to diagnose the tracheobronchial injury (6).<br />

CASE<br />

An 8-year-old boy was involved in a motor vehicle accident.<br />

When admitted to the hospital he had severe respiratory<br />

distress and cyanosis. A physical examination<br />

revealed subcutaneous emphysema on the right side of<br />

chest wall with diminished pulmonary sound and, a chest<br />

x-ray that showed a right pneumothorax. Other systemic<br />

evaluations showed no abnormalities. A computed tomography<br />

(CT) scan revealed total atelectasis of the right<br />

lung with pneumothorax (Figure 1). The child had no<br />

other major injuries. He underwent a right chest tube<br />

thoracostomy. A control x-ray, taken immediately after the<br />

intervention, still showed a totally collapsed the right lung<br />

(Figure 2). On the 6th hour, deterioration of his respiratory<br />

conditions occurred, with persistent air leak. On suspicion<br />

of bronchial rupture, he underwent emergency surgery.<br />

The patient could not tolerate the lateral position<br />

and an anterolateral thoracotomy incision was made. At<br />

operation, the right main bronchus was found to be completely<br />

transected 2 cm distal to the carina with minimal<br />

intact peribronchial tissue attachment. End-to-end isolated<br />

bronchial anastomosis was performed, using continuous<br />

suturing on the posterior and interrupted technique<br />

on the anterior side, using 4/0 polypropylene suture.<br />

There was no air leak after the operation. The postoperative<br />

x-ray revealed full expansion of bilateral lungs, without<br />

residual space or effusion. The patient was extubated<br />

on the postoperative 14th hour, recuperated all daily<br />

activity on day two and was uneventfully discharged on<br />

the 10th day postoperatively (Figure 3). Fiberoptic bronchoscopy<br />

(FOB) showed complete healing of the tracheal<br />

laceration and no evidence of stricture at the bronchial<br />

anastomosis one and three months after discharge. The<br />

patient is still doing well at his 32-month follow-up.<br />

Figure 1: Thorax computed tomography showing a right-sided pneumothorax<br />

on admission<br />

Figure 2: Chest x-ray revealing non-expanded lung despite the underwater-seal<br />

drainage<br />

Figure 3: Chest x-ray on postoperative day 28<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 209


An Unusual Case for Thoracic Surgeons: Bronchial Rupture in a Child due to Blunt Chest Trauma | Evman et al.<br />

DISCUSSION<br />

Tracheobronchial injuries following blunt chest trauma<br />

are rare in children, with remarked incidence between<br />

0.7–2.8% (7,8). Rupture of the central airways is more<br />

common in children than in adults, since the child’s thoracic<br />

cage is more elastic, and as a result, the chest wall<br />

is forced against the vertebral spine compressing the<br />

trachea and main bronchi during blunt traumas more<br />

easily (1,6). The male-to-female ratio in the pediatric age<br />

group is 2:1 or higher. High-impact blunt traumas, penetrating<br />

trauma with perforating/penetrating instruments or<br />

firearms, and iatrogenic injuries may result in tracheobronchial<br />

rupture (9). The mortality rate may be up to<br />

30%; half of the mortality is seen within the first hour of<br />

the traumatic event (4,5).<br />

Wide range of clinical symptoms and signs may be seen,<br />

such as pneumothorax, pneumomediastinum, hemothorax,<br />

subcutaneous emphysema, hemoptysis and respiratory<br />

distress or cyanosis being the most frequent ones (9).<br />

Because of the elastic nature of the thoracic cage, these<br />

findings can appear without rib fracture, as in our case.<br />

A continuous massive air leak or non-expanding lung<br />

following pleural drainage insertion can be highly suggestive<br />

of a tracheobronchial rupture. Chest x-rays and<br />

CT scanning are also mandatory. The most specific radiological<br />

finding is the ‘fallen lung’ sign, in which the<br />

lung falls away from the hilum toward the dependant<br />

portion of the hemithorax (10). This did not occur in our<br />

case since minor peribronchial tissue hindered a total<br />

split (Figure 2). Up to 10% of patients may have no radiographic<br />

evidence of major bronchial injury in the immediate<br />

post-injury period (11). The best diagnostic method<br />

is FOB (7,12). FOB can also identify the localization and<br />

the shape of the rupture. However in the emergency situation,<br />

FOB may not be appropriate and urgent thoracotomy<br />

can be performed, depending on the patient’s<br />

clinical condition (12). FOB in our patient could not be<br />

performed due to the sudden deterioration.<br />

The rationale of therapy is to achieve rapid and total<br />

restoration of the airway. Treatment options vary and may<br />

be either conservative or surgical. Small bronchial tears<br />

can be treated non-operatively. Just placing a chest tube<br />

can fully re-expand the lungs (8). Also anterior tracheal<br />

lacerations can be managed conservatively, as intubation<br />

through the lesion as a stent, or with tracheotomy through<br />

the laceration (13). Total ruptures of the trachea and<br />

main bronchus should be managed by primary anastomosis.<br />

In our case, we performed end-to-end primary<br />

anastomosis and obtained good results, without loss of<br />

any parenchyma. Primary anastomosis can also be successfully<br />

performed in delayed cases, but the risk of infection<br />

and stricture formation is higher than in early cases<br />

(8,9). In children the prompt diagnosis of bronchial injury<br />

after blunt chest trauma is crucial for appropriate lifesaving<br />

treatment and the avoidance of pulmonary resection.<br />

A pulmonary resection or pneumonectomy is only justified<br />

in cases with associated severe pulmonary contusion. If a<br />

major bronchial rupture remains unrecognized then significant<br />

morbidity and possible mortality might occur<br />

(2,6,9).<br />

In conclusion, a rupture of the main bronchus is a rare,<br />

but potentially serious complication of blunt chest trauma,<br />

especially in childhood. Delay or misdiagnosis may lead<br />

to partial or complete airway stenosis, or even mortality.<br />

Radiologically, a major air leak or resistant collapse of<br />

the lung, following tube thoracostomy for traumatic<br />

pneumothorax, should take the main airway injury into<br />

consideration, as well as the ‘fallen-lung sign’, rapid<br />

diagnosis and appropriate surgical intervention is usually<br />

lifesaving.<br />

CONFLICTS OF INTEREST<br />

None declared.<br />

AUTHOR CONTRIBUTIONS<br />

Concept - S.K., S.E., O.V.; Planning and Design - S.K.,<br />

S.E., O.V.; Supervision - S.K., S.E., O.V.; Funding - S.K.,<br />

O.V.; Materials - S.K., S.E.; Data Collection and/or Processing<br />

- S.K., S.E.; Analysis and/or Interpretation - S.E.,<br />

O.V.; Literature Review - S.K., S.E.; Writing - S.E.; Critical<br />

Review - S.K., S.E., O.V.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - S.K., S.E., O.V.; Tasarım ve Dizayn - S.K., S.E.,<br />

O.V.; Denetleme - S.K., S.E., O.V.; Kaynaklar - S.K.,<br />

O.V.; Malzemeler - S.K., S.E.; Veri Toplama ve/veya<br />

İşleme - S.K., S.E.; Analiz ve/veya Yorum - S.E., O.V.;<br />

Literatür Taraması - S.K., S.E.; Yazıyı Yazan - S.E.; Eleştirel<br />

İnceleme - S.K., S.E., O.V.<br />

REFERENCES<br />

1. Ozdulger A, Guven C, Gulhan SE, Topcu S, Tastepe I,<br />

Kaya S. A review of 24 patients with bronchial ruptures: is<br />

delay in diagnosis more common in children? Eur J Cardiothorac<br />

Surg 2003; 23:379-83. [CrossRef]<br />

2. Becmeur F, Donato L, Horta-Geraud P, Fraysse P,<br />

Schwaab C, Carrenard C, et al. Rupture of the airways<br />

210 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

after blunt chest trauma in two children. Eur J Pediatr<br />

Surg 2000; 10:133–5. [CrossRef]<br />

3. Kelly JP, Webb WR, Moulder PV, Everson C, Burch BH,<br />

Lindsey ES. Management of airway trauma. I: Tracheobronchial<br />

injuries. Ann Thorac Surg 1985; 40:551–5.<br />

[CrossRef]<br />

4. Weir IH, Muller NL, Connell DG. CT diagnosis of bronchial<br />

rupture. J Comput Assist Tomogr 1988; 12:1035–6.<br />

[CrossRef]<br />

5. Burke JF. Early diagnosis of traumatic rupture of the<br />

bronchus. JAMA 1962; 181:682–6. [CrossRef]<br />

6. Gaebler C, Mueller M, Schramm W, Eckersberger F,<br />

Vecsei V. Tracheobronchial ruptures in children. Am J<br />

Emerg Med 1996; 14:279–84. [CrossRef]<br />

7. Wiener Y, Simansky D, Yellin A. Main bronchial rupture<br />

from blunt trauma in a 2-year-old child. J Pediatr Surg<br />

1993; 28:1530–1. [CrossRef]<br />

8. Hartley C, Morritt GN. Bronchial rupture secondary to<br />

blunt chest trauma. Thorax 1993; 48:183–4. [CrossRef]<br />

9. Gabor S, Renner H, Pinter H, Sankin O, Maier A, Tomaselli<br />

F, et al. Indications for surgery in tracheobronchial<br />

ruptures. Eur J Cardiothorac Surg 2001; 20:399–404.<br />

[CrossRef]<br />

10. Kunisch-Hoppe M, Hoppe M, Rauber K, Popella C, Rau<br />

WS. Tracheal rupture caused by blunt chest trauma: radiological<br />

and clinical features. Eur Radiol 2000;<br />

10:480–3. [CrossRef]<br />

11. Epelman M, Ofer A, Klein Y, Best LH, Guralnik L, Bentur<br />

L, et al. CT diagnosis of traumatic bronchial rupture in<br />

children. Pediatr Radiol 2002; 32:888–91. [CrossRef]<br />

12. Okumuş M, Celik A, Gün F, Yekeler E. Complete bronchial<br />

rupture in a child: report of a case. Pediatr Surg Int<br />

2005; 21:665-8. [CrossRef]<br />

13. Kaptanoglu M, Dogan K, Nadir A, Gonlugur U, Akkurt I,<br />

Seyfikli Z, et al. Tracheobronchial rupture: a considerable<br />

risk for young teenagers. Int J Pediatr Otorhinolaryngol<br />

2002; 62:123– 8. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 211


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):212-214 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.21939<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Cansel Atinkaya Öztürk 1 , Mustafa Vayvada 1 , Murat Kavas 2 , Volkan Baysungur 1 , İrfan Yalçınkaya 1<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

The posterior mediastinum is an atypical localization<br />

for thyroid tumors. The incidence of mediastinal goiter<br />

varies from 0.16% to 3.3% in thyroid tumors.<br />

Symptoms related to tumor size and its relationship<br />

with surrounding tissues may appear. Neuropathic<br />

pain is an extremely rare finding caused by an ectopic<br />

thyroid. We present here a 42-year-old male patient<br />

suffering from neuropathic pain in his back.<br />

Thoracic computed tomography and magnetic resonance<br />

imaging showed a smooth-bordered mass<br />

approximately 8x10 cm in size located in the paravertebral<br />

sulcus and compressing both the trachea and<br />

the esophagus. The tumor was diagnosed as ectopic<br />

thyroid and completely resected through a thoracotomy,<br />

with relief of pain postoperatively.<br />

Key words: Ectopic thyroid, posterior mediastinal mass,<br />

neuropathic pain.<br />

Ectopic thyroid tissue is a rare developmental abnormality.<br />

Its prevalence is about 1 per 100 000–<br />

300 000 people (1,2). The posterior mediastinum<br />

is an atypical location for an ectopic thyroid. Mediastinal<br />

thyroids make up 0.16% to 3.3% of thyroid<br />

tumors but the incidence of posterior mediastinal<br />

localization for primary thyroid tumors is unknown<br />

(3). Most cases are asymptomatic.<br />

Posterior mediasten, ektopik guatr için atipik bir lokalizasyondur.<br />

Mediastinal guatr görülme sıklığı tiroid<br />

tümörleri arasında %0,16 ila %3,3 arasındadır.<br />

Semptomlar tümör boyutu ve çevre dokularla olan<br />

bağlantılarına göre değişmektedir. Ektopik tiroide<br />

bağlı nöropatik ağrı son derece nadir bir bulgudur.<br />

Burada, 42 yaşında, sırtında nöropatik ağrı şikâyeti<br />

olan bir hastayı sunuyoruz. Toraks bilgisayarlı tomografi<br />

ve manyetik rezonansla görüntülemede düzgün<br />

sınırlı, yaklaşık 8x10 cm boyutlarında, paravertebral<br />

sulkusta, trakea ve özofagusa bası yapan kitle saptandı.<br />

Tümör ektopik tiroid olarak teşhis edildi ve<br />

torakotomi ile tamamen çıkarıldı ve postoperatif<br />

dönemde nöropatik ağrı şikâyeti gözlenmedi.<br />

Anahtar Sözcükler: Ektopik guatr, posterior mediastinal<br />

kitle, nöropatik ağrı.<br />

Common symptoms include cough, pain, dysphagia,<br />

dysphonia, dyspnea and hemorrhage. Neuropathic<br />

pain is a very rare symptom caused by ectopic<br />

thyroid and until now there is only one case<br />

report published in the English literature. We present<br />

an ectopic thyroid case with unusual localization<br />

and lightning-like back pain.<br />

1 Department of Thoracic Surgery, Süreyyapaşa Chest Diseases<br />

and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul,<br />

Turkey<br />

2 Department of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases and<br />

Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey<br />

Submitted (Başvuru tarihi): 21.10.2014 Accepted (Kabul tarihi): 24.03.<strong>2015</strong><br />

1 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim<br />

ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği, İstanbul<br />

2 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim<br />

ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul<br />

Correspondence (İletişim): Cansel Atinkaya Öztürk, Department of Thoracic Surgery, Süreyyapaşa Chest Diseases<br />

and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey<br />

e-mail: catinkaya@gmail.com<br />

212


Respiratory Case Reports<br />

CASE<br />

A 42-year-old male patient presented with dyspnea, sudden<br />

lightning-like backache, hyperesthesia in his back,<br />

difficulty in swallowing and shortness of breath. The patient<br />

complained of night backache disturbing sleep and<br />

pain that increased when lying supine. The laboratory<br />

values and thyroid function tests were within normal limits.<br />

Neck ultrasonography (USG) did not reveal any connection<br />

between the cervical thyroid and ectopic thyroid.<br />

Thoracic computed tomography and magnetic resonance<br />

imaging (MRI) showed a smooth-bordered mass approximately<br />

8x10 cm in size, located in the paravertebral<br />

sulcus, and compressing the trachea and esophagus<br />

(Figure 1a). Thoracotomy from the right fourth intercostal<br />

space showed a smooth bordered mass rich in vascular<br />

collaterals that extended from the upper mediastinum to<br />

the cervical region. The mass was excised by means of<br />

the LigaSure Vessel Sealing System (Valley Lab, Boulder,<br />

CO) (Figure 1b). The cuff of the intubation tube was seen<br />

behind the trachea at the end of the excision of the mass.<br />

A vertical laceration of the membranous wall, approximately<br />

5 cm in length, caused by difficult intubation, was<br />

observed. The membranous wall was repaired with interrupted<br />

4/0 polypropylene sutures. The pathology result<br />

was ectopic thyroid. The postoperative course was uneventful<br />

and there were no complications during the one<br />

month and six month follow-up.<br />

Figure 1a: On MRI sections, a smooth-bordered mass approximately<br />

8x10 cm in size located in the paravertebral sulcus and compressing the<br />

trachea and esophagus<br />

DISCUSSION<br />

To our knowledge, this case is only the second case in<br />

the English literature with neuropathic pain. The pain is<br />

thought to be due to the spinal cord of the patient being<br />

compressed by the mass at the thoracic inlet. The complete<br />

recovery of pain and hyperesthesia in his back after<br />

the mass was excised indicates that it was due to a temporary<br />

compressive effect.<br />

Ectopic thyroid has been reported in the mediastinum,<br />

lungs, and heart, usually manifesting with a dry cough,<br />

dyspnea, and hemoptysis. Less commonly, patients may<br />

present with dysphagia or the superior vena cava syndrome.<br />

The symptoms may occur due to trachea, esophagus,<br />

superior vena cava, and vertebral cord compression.<br />

Deda et al (4) reported a seven-year-old case with<br />

neuropathic pain.<br />

Figure 1b: Macroscopic view of the resected ectopic thyroid material<br />

Ectopic intrathoracic thyroid tissue makes up less than 1%<br />

of all the surgically resected mediastinal masses. The<br />

ectopic thyroid tissue is usually close to the thymus and in<br />

close relationship to the thymothyroid ligament. It has<br />

also been defined in the pericardium and the heart. The<br />

intratracheal thyroid is another rarely described location<br />

for ectopic thyroid. It results from the developing thyroid<br />

tissue growing into the trachea or cartilage rings, or the<br />

growth of the thyroid tissue into the trachea lumen. A<br />

thyroid, fully located in the posterior mediastinum, is quite<br />

rare. It is usually located in the right hemithorax as seen<br />

in our case. The reason is thought to be the obstruction<br />

of the descending pathway of the ectopic thyroid tissue on<br />

the left of the aortic arch (5).<br />

Malignant transformation is uncommon. Ectopic thyroid is<br />

more common in females. It may occur at any age, from<br />

five months to 40 years, but Chest CT and MRI are valuable<br />

tools for identifying the site of ectopy, especially<br />

when it is distant from the descending pathway of thyroid.<br />

The neck should be examined for a normally located<br />

thyroid gland. CT and MRI may predict the malignancy<br />

potential of the ectopic thyroid (6).<br />

Surgery for mediastinal goiters should always be considered,<br />

even in elderly patients, because of the high risk of<br />

tracheal compression and the low morbidity of the surgery.<br />

Its removal usually necessitates thoracotomy or<br />

sternotomy. Most of the anterior mediastinal thyroids can<br />

be removed using a transcervical approach; however<br />

posterior mediastinal thyroids may require additional<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 213


Neuropathic Back Pain Caused by Ectopic Thyroid | Atinkaya Öztürk et al.<br />

extracervical incisions. The mass was totally removed in<br />

our case but there was some difficulty with the surgical<br />

removal of the upper pole. Thoracotomy was performed<br />

because of localization in the paravertebral sulcus of the<br />

thyroid. It could not be easily accessible via partial sternotomy<br />

to paravertebral sulcus. If the upper pole was not<br />

removed, freeing of the upper pole could be attempted<br />

through a necklace incision or partial sternotomy.<br />

In conclusion, ectopic thyroid is seen rarely in the posterior<br />

mediastinum and there are no ectopic thyroid cases in<br />

the literature that have caused neuropathic back pain due<br />

to such localization.<br />

CONFLICTS OF INTEREST<br />

None declared.<br />

AUTHOR CONTRIBUTIONS<br />

Concept - C.A.Ö., M.V., M.K., V.B., İ.Y.; Planning and<br />

Design - C.A.Ö., M.V., M.K., V.B., İ.Y.; Supervision -<br />

C.A.Ö., M.V., M.K., V.B., İ.Y.; Funding - M.K.; Materials<br />

- M.K.; Data Collection and/or Processing - M.V.; Analysis<br />

and/or Interpretation - M.K.; Literature Review - V.B.;<br />

Writing - İ.Y.; Critical Review - C.A.Ö.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - C.A.Ö., M.V., M.K., V.B., İ.Y.; Tasarım ve Dizayn -<br />

C.A.Ö., M.V., M.K., V.B., İ.Y.; Denetleme - C.A.Ö., M.V.,<br />

M.K., V.B., İ.Y.; Kaynaklar - M.K.; Malzemeler - M.K.;<br />

Veri Toplama ve/veya İşleme - M.V.; Analiz ve/veya Yorum<br />

- M.K.; Literatür Taraması - V.B.; Yazıyı Yazan - İ.Y.;<br />

Eleştirel İnceleme - C.A.Ö.<br />

REFERENCES<br />

1. Babazade F, Mortazavi H, Jalalian H, Shahvali E. Thyroid<br />

tissue as a submandibular mass: a case report. J Oral Sci<br />

2009; 51:655–7. [CrossRef]<br />

2. Di Benedetto V. Ectopic thyroid gland in the submandibular<br />

region simulating a thyroglossal duct cyst: a case report.<br />

J Pediatr Surg 1997; 32:1745–6. [CrossRef]<br />

3. Hashmi SM, Premachandra DJ, Bennett AM, Parry W.<br />

Management of retrosternal goitres: results of early surgical<br />

intervention to prevent airway morbidity, and a review<br />

of the English literature. J Laryngol Otol 2006; 120:644-<br />

9. [CrossRef]<br />

4. Deda G, Tezic T, Karagol U, Akinci A, Kokes F, Akcayuz<br />

A. Ectopic thyroid tissue causing cord compression. Turkish<br />

Neurosurgery 1991; 2:77–9.<br />

5. Shah BC, Ravichand CS, Juluri S, Agarwal A, Pramesh<br />

CS, Mistry RC. Ectopic thyroid cancer. Ann Thorac Cardiovasc<br />

Surg 2007; 13:122–4.<br />

6. Yoo SC, Chang KH, Lyu MO, Chang SJ, Ryu HS, Kim HS.<br />

Clinical characteristics of struma ovarii. J Gynecol Oncol<br />

2008; 19:135–8. [CrossRef]<br />

214 www.respircase.com


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):215-219 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.49369<br />

OLGU SUNUMU<br />

CASE REPORT<br />

Muharrem Çakmak, Mehmet Nail Kandemir<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

Lipomlar matür yağ hücrelerinden oluşan, yumuşak,<br />

yavaş büyüyen, benign, ağrısız tümörlerdir. Tüm<br />

yaşlarda görünmekle birlikte genelde 40-60 yaş<br />

arasında görülürler. Fizik muayenede kolaylıkla saptanır<br />

ve genellikle tedavi gerektirmezler. Yağ dokusunun<br />

olduğu tüm vücut bölgelerine yerleşebilirler,<br />

ancak baş boyun bölgesinde nadirdirler. Baş, boyun<br />

bölgesi için en sık yerleşim yeri ise posterior servikal<br />

üçgendir. Grafide iyi sınırlı radyolusent bir kitle, ultrasonografide<br />

iyi sınırlı, eliptik-oval şekilli, uzun aksları<br />

cilt yüzeyine paralel, ekojenik çizgiler içeren kitle<br />

şeklindedirler. Bilgisayarlı Tomografide ise dansitometrik<br />

ölçümleri, Hounsfield Unit skalasında eksi<br />

değerlerde saptanır. Lezyondaki atenüasyonun heterojen<br />

görünüm alması liposarkoma işaret edebilir.<br />

Yüzeyel, küçük, basit lipomlar nadiren çok büyük<br />

boyutlara ulaşır. Lezyonun, dev lipom olarak sınıflandırılması<br />

için minimum 10 cm genişliğinde veya 1<br />

kg'ın üzerinde olması gereklidir. Literatürde, boyuna<br />

lokalize dev lipom olguları nadir bildirilmiştir. Çalışmamızda<br />

servikal bölgeye lokalize dev lipomu literatür<br />

eşliğinde sunduk.<br />

Anahtar Sözcükler: Dev Lipom, servikal, cerrahi.<br />

Lipomas consisting of mature fat cells are soft, slowgrowing,<br />

benign, indolent tumors. Despite appearing<br />

in all age groups, lipomas are usually seen in women<br />

between 40 and 60 years of age. Lipomas are easily<br />

detected by physical examination and often do not<br />

require treatment. Lipomas can settle in all parts of<br />

the body where there is fat, but they are rare in the<br />

head and neck region. The most common location in<br />

head and neck region is the posterior cervical triangle.<br />

Lipomas are in the form well-defined radiolucent<br />

mass on plain radiography. In addition, lipomas are<br />

well circumscribed, elliptical-oval, the long axis parallel<br />

to the skin surface, contains echogenic lines on<br />

ultrasound, In computed tomography, their densitometric<br />

measurements are determined, minus the<br />

value in the Hounsfield Unit scale. Heterogeneous<br />

appearance of the lesion is a sign of liposarcoma.<br />

Superficial small, simple lipomas are rarely reach very<br />

large sizes. In the literature, the neck localized giant<br />

lipoma has only rarely been reported. In our study,<br />

presented a giant lipoma localized to the cervical<br />

region along with literature.<br />

Key words: Giant Lipoma, cervical, surgery.<br />

Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahi Kliniği,<br />

Diyarbakır<br />

Department of Thoracic Surgery, Gazi Yaşargil Training and<br />

Research Hospital, Diyarbakır, Turkey<br />

Başvuru tarihi (Submitted): 22.01.<strong>2015</strong> Kabul tarihi (Accepted): 30.03.<strong>2015</strong><br />

İletişim (Correspondence): Muharrem Çakmak, Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahi Kliniği, Diyarbakır<br />

e-mail: drcakmak@gmail.com<br />

215


Respiratory Case Reports<br />

Lipomlar matür yağ hücrelerinden oluşan, yumuşak, yavaş<br />

büyüyen, benign, ağrısız, mobil, oval ya da yuvarlak<br />

şekilli yumuşak doku tümörlerdir. Lipomlar, tüm yaş gruplarında<br />

saptanmakla beraber genellikle 40-60 yaş aralığında<br />

görülürler. Fizik muayene ile kolaylıkla saptanır ve<br />

genellikle tedavi gerektirmezler (1,2). Yağ dokusunun<br />

bulunduğu tüm vücut bölgelerinde yerleşebilirler, ancak<br />

baş boyun bölgesinde nadirdirler, sıklıkla cilt altında yerleşim<br />

gösterirler. Literatürde baş, boyun bölgesi için en sık<br />

posterior servikal üçgen bildirilmiştir (3).<br />

Lipomlar, direkt grafide iyi sınırlı radyolusent bir kitle olarak<br />

izlenirler. Ultrasonografide iyi sınırlı, eliptik ya da oval<br />

şekilli, uzun aksları cilt yüzeyine paralel, ekojenik çizgiler<br />

içeren kitleler şeklinde karşımıza çıkarlar. Bilgisayarlı<br />

Tomografi (BT)’de dansitometrik incelemelerde Hounsfield<br />

Unit skalasında eksi değerlerde saptanırlar (4). Subkutan<br />

bir lipomu ince bir yumuşak doku kapsülü çevreleyebilir.<br />

Lezyon içinde homojen yağ dansitesi olmalıdır ve<br />

pek azında internal septa görülebilir. Büyük lezyonlar kan<br />

damarları içerebilirler. Lezyondaki atenüasyonun heterojen<br />

görünüm alması liposarkoma işaret edebilir (5). Yüzeyel,<br />

küçük, basit lipomalar eksize edilmedikleri takdirde<br />

uzun yıllar herhangi bir fonksiyonel probleme yol açmadan<br />

büyüme gösterebilmekte ve nadiren çok büyük boyutlara<br />

ulaşabilmektedirler. Lipomların dev olarak sınıflandırılmaları<br />

için minimum 10 cm genişliğinde veya 1 kg'ın<br />

üzerinde ağırlığa sahip olmaları gereklidir (6). Literatürlerde<br />

nadir de olsa, boyuna lokalize dev lipom olguları<br />

bildirilmiştir (7-10).<br />

Burada, diğer anatomik lokalizasyonlarda sıkça görülmesine<br />

rağmen, yerleşimi itibari ile boyun sol lateralden<br />

posteriora uzanım gösteren, nadir gözlenen dev boyutlara<br />

ulaşmış bir lipom olgusunu sunduk.<br />

Kırk beş yaşında erkek hasta, boyun sol tarafında ağrısız<br />

kitle şikâyeti ile polikliniğimize müracaat etti. Yaklaşık 10<br />

yıldır mevcut olan kitle son bir yılda hızlı büyüme göstermişti.<br />

Fizik muayenesinde boyun sol lateralinden posteriora<br />

uzanım gösteren 25x15 cm boyutlarında, üzerinde<br />

belirgin damarlanmaların olduğu, orta yumuşaklıkta kitle<br />

lezyonu tespit edildi (Şekil 1 ve 2). Hastadan laboratuvar<br />

tetkikleri, ultrasonografi, sol üst extremite doopler ve<br />

boyun-toraks tomografisi istendi. Laboratuvar sonuçlarında<br />

herhangi bir anormallik yoktu. Ultrasonografi sonucu<br />

belirgin vaskülarite artışının eşlik ettiği lipomatöz kitle<br />

(lipom?) olarak geldi. Üst extremite arteriyel-venöz doopler<br />

sonucu normaldi. Tomografide, kitlenin toraksla bağlantısının<br />

olmadığı ve servikal sol bölgeyi dolduran lipomatöz<br />

bir kitle olduğu tespit edildi. Dev lipom teşhisi konulan<br />

hastaya, 10 cm'lik lateral ve 5 cm'lik vertikal cilt<br />

insizyonları yapılarak, kitle total olarak eksize edildi (Şekil<br />

3). İntraoperatif değerlendirmede, lezyonun belirgin vasküler<br />

ve kanamalı olduğu görüldü. Sınırları tespit edilen<br />

kitle çevre dokulardan künt ve keskin diseksiyonlarla eksize<br />

edildi (Şekil 4 ve 5). Kitle 1.500 gram ağırlığındaydı.<br />

Postoperatif takiplerinde sorun olmayan hastanın patoloji<br />

sonucu “Lipom” olarak raporlandı.<br />

Şekil 1: Kitlenin lateral görünümü.<br />

OLGU<br />

Şekil 2: Kitlenin anterior görünümü.<br />

TARTIŞMA<br />

Lipomlar tüm yaş gruplarında saptanmakla beraber genellikle<br />

4. ve 5. dekatlarda görülen ve genellikle tedavi<br />

gerektirmeyen lezyonlardır (1,2). Hastamız, 45 yaşında<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 216


Dev Servikal Lipom: Olgu Sunumu | Çakmak ve ark.<br />

erkek hasta idi. Basit bir yağ birikiminden lipomları ayıran<br />

özellik, histolojik olarak fibroz bir kapsülle çevre bez dokusundan<br />

ayrılmasıdır. Bağ dokusu septaları matür yağ<br />

hücrelerini gruplara ayırır ve lobüler bir yapı ortaya çıkar.<br />

Bu septalar içinde kan damarları bulunabilir. Seyrek olarak<br />

inflamatuvar hücreler ve makrofajlar görülebilir. Makroskopik<br />

olarak iyi sınırlı, yuvarlak-oval, yumuşak-lastik<br />

kıvamında kitleler olup kesit yüzeyleri sarı renkli, yağlı,<br />

lobüler görünümlüdür (11). Hastamızdaki lezyonda, yaygın<br />

bir damarlanma mevcuttu. Muhtemelen damarlanmadaki<br />

artışa bağlı olarak son dönemlerde progresif bir<br />

büyüme meydana gelmiştir.<br />

(15,6). Hastamızdaki lipom, son bir yılda hızlı bir büyüme<br />

gösteren, 25x15 cm boyutlarında ve 1.500 gram ağırlığında<br />

idi.<br />

Şekil 4: Ameliyat sonrası posterolateral görünüm.<br />

Şekil 3: Çıkarılan kitle lezyonu.<br />

Lipomların etiyopatogenezi tam olarak bilinmemekle<br />

birlikte genetik, endokrin ve travmatik faktörler en çok<br />

kabul gören nedenlerdir. Genetik olarak özellikle 12'nci<br />

kromozom translokasyon ve delesyonu suçlanmaktadır.<br />

Subkutan dokudaki mezankimal öncü hücrelerin yağ<br />

hücrelerine dönüşümü sırasında travmaya sekonder yağ<br />

nekrozu ve lokal büyüme faktörlerinin salınımı suçlanan<br />

diğer faktörlerdir. Belirgin travma öyküsü olmayan olgularda<br />

kronik süreçli mikro tavmaların lipom oluşumuna<br />

yatkınlık oluşturduğu düşünülmektedir (12-14). Hastamızda,<br />

herhangi bir travma hikayesi olmamakla birlikte soy<br />

geçmişinde de bir özellik yoktu.<br />

Benign lipomatöz lezyonlar histopatolojik özelliklerine<br />

göre klasik lipomlar, fibrolipom, anjiolipom, infiltratif<br />

lipom, pleomorfik lipom, intramüsküler lipom, hibernom,<br />

olarak sınıflanabilirler. Klasik lipomlar tek ya da multipl<br />

olabilir. Büyüklükleri yerleşim yerlerine göre değişkenlik<br />

gösterebilir. Yüzeyel, küçük, basit lipomalar eksize edilmedikleri<br />

takdirde uzun yıllar herhangi bir fonksiyonel<br />

probleme yol açmadan büyüme gösterebilmekte ve nadiren<br />

çok büyük boyutlara ulaşabilmektedirler. Lipomların<br />

dev olarak sınıflandırılmaları için minimum 10 cm genişliğinde<br />

veya 1 kg'ın üzerinde ağırlıkta olmaları gereklidir<br />

Şekil 5: Ameliyat sonrası anterior görünüm.<br />

Yağ dokusunun bulunduğu tüm vücut bölgelerinde lipomlar<br />

yerleşebilirler, ancak baş boyun bölgesinde nadirdirler<br />

ve sıklıkla cilt altında yerleşim gösterirler. Literatürde baş,<br />

217 www.respircase.com


Respiratory Case Reports<br />

boyun bölgesi için en sık posterior servikal üçgen bildirilmiştir<br />

(3). Hastamızdaki lipom, boyun sol lateralinden,<br />

posteriora doğru uzanım gösteriyordu.<br />

Tanıda, fizik muayene, USG, bilgisayarlı tomografi (BT) ve<br />

manyetik rezonans (MR) seçilen yöntemlerdir. Ultrasonografide<br />

lipomlar komprese edilebilir, iyi sınırlı, eliptik ya da<br />

oval şekilli, uzun aksları cilt yüzeyine paralel, ekojenik<br />

çizgiler içeren kitleler şeklinde karşımıza çıkarlar (4). Bilgisayarlı<br />

Tomografi (BT)’de yağın karakteristik atenüasyonu<br />

nedeni ile lipomları ayırt etmek genellikle kolaydır ve<br />

dansitometrik incelemelerde Hounsfield Unit skalasında<br />

eksi değerlerde saptanırlar. Subkutan bir lipomu ince bir<br />

yumuşak doku kapsülü çevreleyebilir. Lezyon içinde homojen<br />

yağ dansitesi olmalıdır ve pek azında internal septa<br />

görülebilir. Büyük lezyonlar kan damarları içerebilirler.<br />

Yağlı lezyondaki atenüasyonun heterojen görünüm alması<br />

liposarkoma işaret edebilir (5). Manyetik rezonans görüntülemede<br />

lipomlar T1 ağırlıklı (T1A) imajlarda parlak<br />

sinyal gösterirler ve T2 ya da yağ baskılı T2 ağırlıklı (T2A)<br />

fast spin eko sekanslarda artmış sinyal intensitesi göstermezler.<br />

T1 ve T2A imajlarda düşük sinyal intensitesinde<br />

septasyonlar görülebilir. Lipomlar paramagnetik kontrast<br />

maddenin enjeksiyonu sonrasında parlaklaşma göstermezler.<br />

Manyetik rezonans görüntüleme, parosteal lipomların<br />

cerrahi öncesi değerlendirilmesinde ve beraberindeki<br />

kas atrofisi ile sinir tutulumunu göstermede yararlıdır (16).<br />

Hastamızda lezyonun tanısı için fizik muayene ve ultrasonografi<br />

yeterli olmuştu. İlaveten, toraks ile ilişkisi ve vasküler<br />

yapıları değerlendirmek için boyun-toraks tomografisi<br />

ve üst ekstremite arteriyel-venöz doopler tetkikler yapıldı.<br />

Temel tedavi şekli cerrahi eksizyondur. Total rezeksiyonu<br />

takiben genellikle rekürrens göstermezler. Biz de olgumuza<br />

total eksizyon uyguladık. Takiplerinde patoloji gelişmedi.<br />

Sonuç olarak, servikal bölgede dev lipom literatürde<br />

nadir görülen bir durumdur. Bu tümöral oluşumların tanı<br />

ve tedavileri basit olmasına rağmen, lezyonun semptomatik<br />

olmaması nedeniyle tedavideki gecikme, daha büyük<br />

bir kitleye müdahale ve bu durumdan kaynaklanabilecek<br />

estetik kaygı ve fonksiyonel bozukluk gibi ek sorunlara yol<br />

açmaktadır. Böyle olgularda lezyonun total eksizyonu<br />

tedavide yeterlidir ve rekürrens sık karşılaşılan bir durum<br />

değildir.<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - M.Ç., M.N.K.; Tasarım ve Dizayn - M.Ç., M.N.K.;<br />

Denetleme - M.Ç., M.N.K.; Kaynaklar -; Malzemeler -;<br />

Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç., M.N.K.; Analiz<br />

ve/veya Yorum - M.Ç.; Literatür Taraması - M.Ç.; Yazıyı<br />

Yazan - M.Ç.; Eleştirel İnceleme - M.Ç.<br />

KAYNAKLAR<br />

1. Salam GA. Lipoma excision. Am Fam Physician 2002;<br />

65:901-4.<br />

2. Takamori S, Miwa K, Hayashi A, Shirouzu K. Intramuscular<br />

lipoma in the chest wall. Eur J Cardiothorac Surg<br />

2004; 26:1038. [CrossRef]<br />

3. El-Monem MH, Gaafar AH, Magdy EA. Lipomas of the<br />

head and neck: presentation variability and diagnostic<br />

work-up. J Laryngol Otol 2006; 120:47-55. [CrossRef]<br />

4. Belli P, Costantini M, Mirk P, Maresca G, Priolo F, Marano<br />

P. Role of color Doppler sonography in the assesment<br />

of musculoskeletal soft tissue masses. J Ultrasound Med<br />

2000; 19:823-30.<br />

5. Jenkins JPR. The soft tissues. In: Sutton D, Ed. Textbook<br />

of radiology and imaging. 7th ed. London: Churchill Livingstone;<br />

2003:1417-49.<br />

6. Sanchez MR, Golomb FM, Moy JA, Potozkin JR. Giant<br />

lipoma: case report and review of the literature. Am J<br />

Acad Dermatol 1993; 28:266-8. [CrossRef]<br />

7. Copcu E, Sivrioğlu N. Posterior cervical giant lipomas.<br />

Plast Reconstr Surg 2005; 115:2156-7. [CrossRef]<br />

8. Pino Rivero V, Triniad Ruiz G, Pardo Romeno G,<br />

González Palomino A, Pantoja Hernández CG, Marqués<br />

Rebollo L, et al. Cervical giant lipoma. Clinical report of<br />

a case and differential diagnosis. An Otorinolaryngol<br />

Ibero Am 2005: 32;345-51.<br />

9. Silistreli OK, Durmus EU, Ulusal BG, Oztan Y, Gorgu M.<br />

What should be the treatment modality in giant cutaneus<br />

lipomas? Review of the literature and report of 4 cases.<br />

Br J Plast Surg 2005; 58:394-8.<br />

10. <strong>Yıl</strong>maz YF, Titiz A, Sahin C, Tezer MS, Unal A. Posterior<br />

cervical giant lipomas. KBB ve BBC Dergisi 2006;<br />

14:87-9.<br />

11. Mc Daniel RK. Benign mesenchymal neoplasm: neoplasm<br />

of adipose tıssue: In: Gnepp EA, ed. Surgical pathology<br />

of the salivary glands. Philadelphia: WB. Saundary<br />

company; 1991: 503-5.<br />

12. Turc-Carel C, Dal Cin P, Boghosian L, Leong SP,<br />

Sandberg AA. Breakpoints in benign lipoma may be at<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 218


Dev Servikal Lipom: Olgu Sunumu | Çakmak ve ark.<br />

12q13 or 12q14. Cancer Genet Cytogenetic 1988;<br />

36:131–5. [CrossRef]<br />

13. Copcu E, Sivrioglu NS. Posttraumatic lipoma: analsis of<br />

10 cases and explanation of possible mechanisms. Dermatol<br />

Surg 2003; 29:215–20. [CrossRef]<br />

14. Signorini M, Campiglio GL. Posttraumatic lipomas: where<br />

do really come from? Plast Reconstr Surg 1998;<br />

101:699–705. [CrossRef]<br />

15. Salvatore C, Antonio B, Del Vecchio W, Lanza A, Tartaro<br />

G, Giuseppe C. Giant infiltrating lipoma of the face: CT<br />

and MR imaging findings. AJNR Am J Neuroradiol 2003;<br />

24:283–6.<br />

16. Stoller DW, Johnston JD, Steinkirchner TM. Bone and<br />

soft-tissue tumors. In: Stoller DW, Ed. Magnetic resonance<br />

imaging in orthopaedics & sports medicine. 2nd ed.<br />

Philadelhia: Lippincott-Raven; 1996:1231-339.<br />

219 www.respircase.com


Respir Case Rep <strong>2015</strong>;4(3):220-222 DOI: 10.5505/respircase.<strong>2015</strong>.67699<br />

EDİTÖRE MEKTUP<br />

LETTER TO EDITOR<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

<strong>Sayı</strong>n Editör,<br />

Kaburga kırıklarının en sık nedeni travmadır. Nontravmatik<br />

kaburga kırıkları, travma hikayesi olmadan,<br />

kaburganın en zayıf noktasında oluşur. Patolojik<br />

kaburga kırıkları genelde, ileri yaş, böbrek<br />

hastalığı, metastatik tümörler ve osteoporoz nedeniyle<br />

meydana gelirken, strese bağlı kaburga kırıkları,<br />

kemiğin gerilme kapasitesini aşacak düzeyde<br />

ağırlıklara maruz kalmasıyla oluşur ve çoğunlukla<br />

birinci kaburgada görülür (1). Bazı yazarlar, birinci<br />

kaburganın stres kırıklarının, kaburganın anatomik<br />

yapısında kaynaklandığını savunurlar (2). Öksürüğe<br />

bağlı kaburga kırıkları, stres kırığının çok nadir<br />

ve özel tipi olup genelde 5-10’uncu kaburgalar<br />

arasında gelişir (3). Öksürük, birçok nedene karşı<br />

gelişen, solunum sisteminin savunma mekanizmasıdır.<br />

Sigara içen erkeklerin %30'unda, kadınların<br />

%25'inde görülür (4,5). Bazen öksürük, göğüs<br />

kafesinde nadir görülen komplikasyonların primer<br />

sebebi olabilir. Bunlardan biri de kaburga kırığıdır<br />

(1,3). Burada, öksürük nedeniyle spontan kaburga<br />

kırığı meydana gelen bir olguyu, literatür bilgileri<br />

eşliğinde sunmayı amaçladık.<br />

Travma hikâyesi olmayan 63 yaşında erkek hasta,<br />

iki gün önce öksürük sonrası ani başlayan göğüs<br />

ağrısı ile polikliniğimize müracaat etti. Hareketle ve<br />

derin nefes alıp vermeyle artan göğüs ağrısı mevuttu.<br />

Özgeçmişinde, herhangi bir kronik hastalığı<br />

yoktu. Kırk beş yıldır günde 1-2 paket sigara içen<br />

hastada, bilateral ronküsler ve sol lateralinde hassasiyeti<br />

mevcuttu. Deride, renk değişikliği yoktu.<br />

Akciğer grafisinde sol 8'inci kaburgada kırık tespit<br />

edildi (Şekil 1). Pnömotoraks, hemotoraks, cilaltı<br />

amfizemi yoktu. Tomografide de patolojiye rastlanmadı.<br />

Laboratuvar incelemeleri normaldi. Hastaya<br />

analjezik, kas gevşetici tedaviler verildi. Kontrolleri<br />

normal olan hastanın, ağrıları zamanla kayboldu.<br />

Şekil 1: PA akciğer grafisi.<br />

Kemik kırıkları, travmatik, patolojik ve stres kırıkları<br />

olarak 3'e ayrılır. En sık görüleni travmatik kırıklardır.<br />

Kaburga kırıklarının da en sık nedeni travmadır.<br />

Patolojik kırıklar, malignite ve osteoporoza sekonderdir.<br />

Stres kırıkları, kemiğin esneme kapasitesini<br />

aşacak düzeyde ağırlıkların taşınması ile gelişir (1).<br />

Öksürüğe bağlı kaburga kırıkları, stres kırığının çok<br />

nadir ve özel tipidir (3). Öksürükle ilişkili kırıklar,<br />

genelde 5-10'uncu kaburgalar arasında gelişirken,<br />

stres kırıkları çoğunlukla birinci kaburgada görülür<br />

(2). Tipik olarak kaburga kırıkları, göğüs kafesinin<br />

lateralinde 5-9'uncu kaburgalar arasında olur. Sebebi,<br />

kaburganın ortasından, aksiller hatta doğru<br />

uzanan, serratus anterior ve eksternal oblik kasların<br />

zıt yönde kuvvet uygulamasıdır (6). Bazı yazarlar,<br />

birinci kaburga kırıklarında, kolların ani ve güçlü bir<br />

şekilde gerilmesiyle anterior skalen kas ve anterior<br />

serratus kasının ön-üst kısımında oluşan kontraksiyonların,<br />

subklavian sulkusta zıt bir çekme gücü<br />

ürettiğine, bu gücün kaslar aracılığıyla kaburgaya<br />

iletildiğine ve kaburganın gerilme gücünü aştığında<br />

kırığa sebep olduğunu savunurlar (7). Shinoda ve<br />

ark. (8) birinci kaburga kırığı olan 115 hastanın<br />

220


Respiratory Case Reports<br />

32'sinde kırığa, spor aktivitelerinin (basketbol, judo<br />

ve voleybol) neden olduğunu bildirmişlerdir. İlginç<br />

olan nokta, izole birinci kaburga kırığında en sık<br />

sebep, ağırlığa maruz kalmak iken, bu çalışmada,<br />

1'inci kaburga kırığı, haltercilerde görülmemiştir.<br />

Çalışmalarda, öksürüğe bağlı kaburga kırıklarının,<br />

inspirasyon ve ekspirasyon kaslarının kompleks bir<br />

şekilde rol oynamasıyla meydana geldiği bildirilmiştir<br />

(9). Oechsli ve ark. (10) öksürüğe bağlı kaburga<br />

kırığı gelişiminde, bir mekanizma tanımlamışlardır.<br />

Bunlara göre, öksürükle gelişen yüksek intratorasik<br />

basınç durumunda, diyafragma ekspratuvar bir kas<br />

rolü alır ve aşağıdaki 6 kaburgayı etkiler. Geride<br />

kalan ekspratuvar ve abdominal kaslar (internal ve<br />

eksternal oblik kaslar) orta aksiller hatta, 4-10’uncu<br />

kaburgaları etkiler. İnsipratuvar kaslar da (serratus<br />

anterior) aynı hat üzerindedir. Öksürme anında, bu<br />

kasların zıt yönde hareketleriyle kaburgada gerilme<br />

ve kırık oluşabileceğini bildirmişlerdir (9,10).<br />

Tanı, röntgen ve tomografi ile konulur (11). Kemik<br />

sintigrafisinde gizli kırık hatlarında anormal radyonüklid<br />

konsantrasyonu görülebilir (12). Hanak ve ark.<br />

(13) 54 olguluk çalışmalarında, öksürükle gelişen<br />

kaburga kırığı olgularından 42’sinin (%78) kadın<br />

olduğunu ve hastaların tanısında %58 akciğer grafisinin<br />

yeterli olduğunu bildirmişlerdir. Ayrıca 54 hastanın<br />

14’ünde bilateral kaburga kırığı tespit etmişlerdir.<br />

Tedavi, hastanın klinik durumuna bağlıdır.<br />

Genelde ilaç tedavisi verilir. Cerrahi tedavi, büyük<br />

hematomlu, diyafragma rüptürülü veya akciğer hernili<br />

olgularda gerekebilir (14).<br />

Sonuç olarak, öksürüğe bağlı gelişen kaburga kırığı,<br />

nadir bir komplikasyondur. Öksürükle ilişkili göğüs<br />

ağrısı olan hastaların ayırıcı tanısında, spontan kaburga<br />

kırığı düşünülmelidir.<br />

Muharrem Çakmak,<br />

Mehmet Nail Kandemir<br />

Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi<br />

Kliniği, Diyarbakır<br />

İletişim (Correspondence): Muharrem Çakmak, Gazi Yaşargil<br />

Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Kliniği,<br />

Diyarbakır<br />

e-mail: drcakmak@gmail.com<br />

ÇIKAR ÇATIŞMASI<br />

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir.<br />

YAZAR KATKILARI<br />

Fikir - M.Ç., M.N.K.; Tasarım ve Dizayn - M.Ç.,<br />

M.N.K.; Denetleme - M.Ç., M.N.K.; Kaynaklar -;<br />

Malzemeler -; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.Ç.,<br />

M.N.K.; Analiz ve/veya Yorum - M.Ç.; Literatür<br />

Taraması - M.Ç.; Yazıyı Yazan - M.Ç.; Eleştirel İnceleme<br />

- M.Ç.<br />

KAYNAKLAR:<br />

1. Leung HY, Stirling AJ. Stress fracture of the first rib<br />

without associated injuries. Injury 1991; 22:483-4.<br />

[CrossRef]<br />

2. Lorentzen J, Movin M. Fracture of the first rib. Acta<br />

Orthop Scand 1976; 47:632-4. [CrossRef]<br />

3. Sternfeld M, Hay E, Eliraz A. Postnasal drip causing<br />

multiple cough fractures. Ann Emerg Med 1992;<br />

21:587. [CrossRef]<br />

4. Pratter MR, Bartter T, Akers S, DuBois J. An algorithmic<br />

approach to chronic cough. Ann Intern Med<br />

1993; 119:977-83. [CrossRef]<br />

5. Fraiser RS, Colman N, Müller NL, Pare PD. Diagnosis<br />

of Diseases of the Chest. Philadelphia: W.B. Saunders<br />

Company: 1999: 380-2.<br />

6. Kawahara H, Baba H, Wada M, Azuchi M, Ando M,<br />

Imura S. Multiple rib fractures associated with severe<br />

coughing-a case report. Int Orthop 1997; 21:279-<br />

81. [CrossRef]<br />

7. Frangakis EK. Fractures of the first rib. Report of two<br />

cases of bilateral fracture of first rib. Acta Orthop<br />

Scand 1967; 38:192-8.<br />

8. Shinoda M, Shiba M, Uematsu O. Fractures of first<br />

rib in athletes (in Japanese). Orthop Surg Traumatol<br />

1983; 26:559.<br />

9. Hillenbrand A, Henne-Bruns D, Wurl P. Cough induced<br />

rib fracture, rupture of the diaphragm and abdominal<br />

herniation. World J Emerg Surg 2006; 1:34.<br />

[CrossRef]<br />

10. Oechsli WR. Rib fractures from cough: Report of<br />

twelve cases. J Thorac Surg 1936;5:530-4.<br />

11. De Maeseneer M, De Mey J, Debaere C, Meysman<br />

M, Osteaux M. Rib fractures induced by coughing: an<br />

unusual cause of acute chest pain. Am J Emerg Med<br />

2000; 18:194-7. [CrossRef]<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 221


Spontan Kot Fraktürü | Çakmak ve ark.<br />

12. Suga K, Nishigauchi K, Fujita T, Kawata Y, Yoneshiro<br />

S, Oono T, et al. Bone scintigraphy in two cases with<br />

cough related stress fractures of rib (in Japanese).<br />

Kaku Igaku 1992; 29:495-9.<br />

13. Hanak V, Hartman TE, Ryu JH. Cough-induced rib<br />

fractures. Mayo Clin Proc 2005; 80:879-82.<br />

14. George L, Rehman SU, Khan FA. Diaphragmatic<br />

rupture: A complication of violent cough. Chest 2000;<br />

117:1200-1.<br />

222 www.respircase.com


Respir Case Rep 2013;4(3):223-224<br />

AUTHOR INDEX<br />

YAZAR İNDEKSİ<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

223<br />

Abdulsamet Sandal<br />

Adnan <strong>Yıl</strong>maz<br />

Affan Denk<br />

Ahmet Emin Erbaycu<br />

Ahmet Erbey<br />

Akın Kaya<br />

Ali Ersoy<br />

Ali Fuat Çiçek<br />

Ali Galip Yener<br />

Aslı Gül Akgül<br />

Aslıhan Gürün Kaya<br />

Atalay Şahin<br />

Ayçim Şen<br />

Aydın Çiledağ<br />

Aysun Yakar<br />

Ayşe Baççıoğlu<br />

Ayşe Ertürk<br />

Ayşe Ersev<br />

Ayşe İrem Kılıç<br />

Ayşe Özsöz<br />

Aziz Gümüş<br />

Bahar Yanık<br />

Bilge Üzmezoğlu<br />

Buket Mermit Çilingir<br />

Burcu Özdemir<br />

Cahit Kafadar<br />

Cansel Atinkaya Öztürk<br />

Cantürk Taşçı<br />

Cemile Korucuoğlu<br />

Cengiz Özdemir<br />

Ceyda Anar<br />

Ceyda Mahleç Anar<br />

Çağatay Tezel<br />

Çağlar Deniz<br />

Deniz Doğan<br />

Deniz Köksal<br />

Derya Deniz<br />

Dilek Gündüz<br />

Dilem Anıl Tokyay<br />

Dursun Tatar<br />

Ebru Çakır Edis<br />

Ege Güleç Balbay<br />

Elçin Ersöz<br />

Elif Tanrıverdio<br />

Emin Maden<br />

Emine Aksoy<br />

Emre Şenel<br />

Enver Yalnız<br />

Ercan Kurtipek<br />

Erdal İn<br />

Erdem Yalçınkaya<br />

Erdoğan Çetinkaya<br />

Ergun Tozkoparan<br />

Ergün Uçar<br />

Erhan Uğurlu<br />

Ersin Öztürk<br />

Esen Akkaya<br />

Esra Akkütük Öngel<br />

Esra Kuşlu Uçar<br />

Eylem <strong>Yıl</strong>dırım<br />

Faruk Çiftçi<br />

Fatih Meteroğlu<br />

Fatih Yakar<br />

Fatma Armağan Hazar<br />

Fatma Çiftci<br />

Fatma Demirci Üçsular<br />

Fatma Evyapan<br />

Fatma Tokgöz Akyıl<br />

Fatmanur Çelik Başaran<br />

Fatmanur Karaköse<br />

Fazlı Yanık<br />

Filiz Güldaval<br />

Fuat Erel<br />

Funda Aksu<br />

Füsun Kalpaklıoğlu<br />

Füsun <strong>Yıl</strong>dız<br />

Gökhan Büyükbayram<br />

Gülbanu Horzum Ekinci<br />

Gülen Demirpolat<br />

Gülistan Karadeniz<br />

Gülsüm Arı<br />

Gürhan Taşkın<br />

Hakan Karabay<br />

Halide Nur Ürer<br />

Halit Çınarka<br />

Hasan Saygın<br />

Haşim Boyacı<br />

Hatice K. Özçelik<br />

Hayati Bilgiç<br />

Hıdır Esme<br />

Hüseyin Halilçolar<br />

İbrahim Güven Çoşğun<br />

İlim Irmak<br />

İlknur Başyiğit


Respiratory Case Reports<br />

İlknur Küçükosmanoğlu<br />

İpek Ünsal<br />

İrfan Yalçınkaya<br />

İsmail Kayaalp<br />

Kamil Dayan<br />

Kemal Kara<br />

Kübra Aşık<br />

Kürşat <strong>Yıl</strong>dız<br />

Levent Dalar<br />

Levent Karasulu<br />

Levent Özdemir<br />

Mehmet Akif Özgül<br />

Mehmet Çoban<br />

Mehmet Köse<br />

Mehmet Mustafa Akın<br />

Mehmet Nail Kandemir<br />

Mehmet Sait İncebıyık<br />

Mehmet Suat Patlakoğlu<br />

Mehmet Ünlü<br />

Mehmet Zeki Günlüoğlu<br />

Melike Demir<br />

Melike Yüksel Yavuz<br />

Menduh Oruç<br />

Meral Gülhan<br />

Mevlüt Karataş<br />

Mikail İnal<br />

Mine Gayaf<br />

Mithat Fazlıoğlu<br />

Muharrem Çakmak<br />

Murat Kavas<br />

Mustafa Akyıl<br />

Mustafa Canbaz<br />

Mustafa Çalık<br />

Mustafa Şevket Dereli<br />

Mustafa Vayvada<br />

Muzaffer Sağlam<br />

Nagihan Durmuş Koçak<br />

Nagihan Yalçın<br />

Nalan Ogan<br />

Neslihan Özçelik<br />

Nesrin Öcal<br />

Neşe Dursunoğlu<br />

Nevin Fazlıoğlu<br />

Nihal Geniş<br />

Nimet Aksel<br />

Nuran Katgı<br />

Nurettin Yiyit<br />

Nurhan Sarıoğlu<br />

Nuri Düzgün<br />

Oğuzhan Okutan<br />

Onursal Varlıklı<br />

Orhan Yücel<br />

Osman Hacıömeroğlu<br />

Osman Nuri Hatipoğlu<br />

Ömer Ayten<br />

Ömer Deniz<br />

Ömür Ataoğlu<br />

Ömür Güngör<br />

Önder Bozdoğan<br />

Özlem Edipoğlu<br />

Özlem İnce<br />

Peri Meram Arbak<br />

Pınar Atagün Güney<br />

Pınar Çimen<br />

Recep Bedir<br />

Renginar Mutlucan<br />

Resul Akyol<br />

Saadet Güven<br />

Salih Zeki Güçlü<br />

Savaş Özsu<br />

Sema Nur Çalışkan<br />

Senem Urfalı<br />

Serap Argun Barış<br />

Serda Kanbur<br />

Serdar Evman<br />

Serdar Monis<br />

Servet Kayhan<br />

Seyfettin Gümüş<br />

Sibel Arınç<br />

Sinem Berik Safçi<br />

Sinem Güngör<br />

Sinem Nedime Sökücü<br />

Songül Özyurt<br />

Suat Durkaya<br />

Süleyman Tutar<br />

Sümeyye Alparslan Bekir<br />

Şule Gül<br />

Tayfun Çalışkan<br />

Tayfun Elibol<br />

Tevfik İlker Akçam<br />

Tevfik Kaplan<br />

Tuncay Vatansever<br />

Tülin Sevim<br />

Ufuk Berber<br />

Umut Özdamarlar<br />

Umut Sabri Kasapoğlu<br />

Ümit Çobanoğlu<br />

Ümran Toru<br />

Ünal Şahin<br />

Volkan Selami Baysungur<br />

Yasemin Bodur<br />

Yasemin Karadeniz Bilgili<br />

Yasin Uyar<br />

Yekta Altemur Karamustafaoğlu<br />

<strong>Yıl</strong>maz Bülbül<br />

Yusuf Kılınç<br />

Zafer Kartaloğlu<br />

Zehra Yaşar<br />

Zekiye Aydoğdu<br />

Zülal Özbolat<br />

<strong>Cilt</strong> - Vol. 4 <strong>Sayı</strong> - No. 3 224


Respir Case Rep 2014;4(3):225<br />

THANKS<br />

TEŞEKKÜR<br />

RESPIRATORY CASE REPORTS<br />

225<br />

Abdullah Çetin Tanrıkulu<br />

Abdurrahman Şenyiğit<br />

Adem Güngör<br />

Adnan <strong>Yıl</strong>maz<br />

Ahmet Erbaycu<br />

Ahmet Sami Bayram<br />

Ahmet Ursavaş<br />

Akın <strong>Yıl</strong>dızhan<br />

Akif Turna<br />

Ali Acar<br />

Ali Arıcan<br />

Ali Kutlu<br />

Ali Özdülger<br />

Aptullah Haholu<br />

Arzu Ertürk<br />

Attila Saygı<br />

Aydanur Ekici<br />

Aydın Çiledağ<br />

Ayşe Füsun Kalpaklıoğlu<br />

Bahar Kurt<br />

Bahar Ulubaş<br />

Baykal Tülek<br />

Berna Eren Kömürcüoğlu<br />

Bilgehan Savaş Öz<br />

Büge Öz<br />

Bülent Altınsoy<br />

Bülent Arman<br />

Bülent Koçer<br />

Canturk Tasci<br />

Cengiz Özge<br />

Cenk Kıraklı<br />

Cüneyt Kurul<br />

Deniz Köksal<br />

Dilaver Demirel<br />

Dilaver Taş<br />

Ege Güleç Balbay<br />

Elif <strong>Yıl</strong>mazel Uçar<br />

Emel Ceylan<br />

Ersin Demirer<br />

Ersin Öztürk<br />

Eylem Sercan Özgür<br />

Fatih Candaş<br />

Fatma Fişekçi<br />

Ferhan Özşeker<br />

Fikret Kanat<br />

Funda Coşkun<br />

Funda Öztuna<br />

Füsun <strong>Yıl</strong>dız<br />

Gündeniz Altıay<br />

Hakan Çermik<br />

Hatice Türker<br />

İbrahim Akkurt<br />

Ilgaz Doğusoy<br />

İnci Gülmez<br />

İrfan Yalçınkaya<br />

İsmail Savaş<br />

Levent Alpay<br />

Levent Dalar<br />

Levent Görenek<br />

Leyla Sağlam<br />

M. Kutlu Çelenk<br />

Mediha Gönenç Ortaköylü<br />

Mehmet İncedayı<br />

Mehmet Oğuz Köksel<br />

Mehmet Ünlü<br />

Meral Gülhan<br />

Mukadder Çalıkoğlu<br />

Mustafa Erelel<br />

Mustafa Öztürk<br />

Mustafa Yuksel<br />

Nurettin Yiyit<br />

Nuri Tutar<br />

Oğuz Uzun<br />

Okan Solak<br />

Ömer Deniz<br />

Öner Balbay<br />

Orhan Çildağ<br />

Özlem Selçuk Sönmez<br />

Peri Arbak<br />

Pınar Çelik<br />

Rabia Arpacı<br />

Rajendra Prasad Takhar<br />

Rauf Görür<br />

Sait Karakurt<br />

Salih Emri<br />

Salih Topçu<br />

Sami Öztürk<br />

Sedat Demircan<br />

Servet Kayhan<br />

Sezai Çubuk<br />

Sibel Özkurt<br />

Sibel Yurt<br />

Tayfun Çalışkan<br />

Tülin Kuyucu<br />

Ümit Türsen<br />

Vedat Turhan<br />

Veysel <strong>Yıl</strong>maz<br />

Yakup Canıtez<br />

Yurdanur Erdoğan<br />

Zafer Küçükodacı<br />

Zuhal Karakurt

Hooray! Your file is uploaded and ready to be published.

Saved successfully!

Ooh no, something went wrong!