Respircase Cilt: 3 - Sayı: 2 Yıl: 2014

Respir Case Rep 2014;3(2):86-89 DOI: 10.5505/respircase.2014.97268 

CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Ebru Ünsal 1 , Sema Canbakan 2 , Ruhsar Ofluoğlu 2 , Arzu Ertürk 2 , Nermin Çapan 2 , Müjgan Güler 2 

RESPIRATORY CASE REPORTS 

A 31-year-old male patient was admitted to the hospital 

with coughing and dyspnea. One month ago he 

was treated with inhaler drugs with the diagnosis of 

occupational asthma. His history revealed that he 

smoked five packets of cigarettes per year (he was an 

ex-smoker for 8 years) and worked in the furniture 

industry for 3 years. He also added that he was exposed 

to glue inhalation in the work place; he did not 

use a mask. The physical examination revealed normal 

vital signs, and oxygen saturation was 95%. 

Rales in the base of right lung were also noted. Diffusion 

capacity was found to be very low. The thoracic 

CT revealed ground-glass densities in the right lower 

lobe and air trapping in the left lung. Fiber optic 

bronchoscopy and transbronchial biopsy were performed. 

The transbronchial biopsy specimen was 

insufficient for a specific diagnosis. Right thoracotomy 

and wedge resection were performed for the specific 

diagnosis. The pathological diagnosis was reported 

to be hypersensitivity pneumonitis (HP). The patient 

was treated with methylprednisolone (1mg/kg/day) 

for six months. After the treatment and removal from 

the antigen exposure, clinical and radiological improvements 

were obtained. In conclusion, detailed 

working anamnesis is important in the patients with 

suspicion of occupational HP. 

Key words: Hypersensitivity pneumonitis, occupational 

asthma, glue. 

1 Department of Chest Diseases, Yıldırım Beyazıt University 

Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 

2 Department of Chest Diseases, Atatürk Chest Diseases and 

Chest Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 

Otuzbir yaşında erkek hasta nefes darlığı, öksürük 

şikâyetleri ile başvurdu. Hasta 1 ay önce mesleksel 

astım tanısıyla inhaler tedavi kullanmıştı. Özgeçmişinde 

5 paket yıl sigara hikâyesi (8 yıldır sigara içmiyor) 

vardı. Hasta 3 yıldır mobilya fabrikasında çalışıyor 

ve çalışma ortamında maske kullanmadığını ve 

yapıştırıcı inhalasyonu olduğunu tarifliyordu. Fizik 

muayenesinde vital bulguları normaldi. Oksijen saturasyonu 

%95, sağ akciğer bazalinde raller vardı. 

Difüzyon kapasitesi ise çok düşüktü. Toraks BT'de sağ 

alt lobda buzlu cam densitesi, sol akciğerde hava 

hapsi mevcuttu. Fiberoptik bronkoskopi yapıldı ve 

transbronşiyal biyopsi alındı. Ancak biyopsi materyali 

kesin tanı için yeterli değildi. Sağ torakotomi yapılan 

hastadan wedge biyopsi alındı. Histopatolojik tanı ise 

hipersensitivite pnömonisi (HP) olarak raporlandı. 

Hastaya 6 ay metilprednizon (1mg/kg/gün) tedavisi 

verildi. Tedavi sonrası ve antijen maruziyetinin kesilmesi 

ile belirgin klinik ve radyolojik düzelme sağlandı. 

Sonuç olarak detaylı meslek anamnezinin mesleksel 

HP şüphesi durumunda önemli olduğunu vurgulamak 

istiyoruz. 

Anahtar Sözcükler: Hipersensitivite pnömonitis, mesleksel 

astım, yapıştırıcı. 

1 Yıldırım Beyazıt Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları 

Anabilim Dalı, Ankara 

2 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve 

Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Ankara 

Submitted (Başvuru tarihi): 29.10.2013 Accepted (Kabul tarihi): 23.12.2013 

Correspondence (İletişim): Ebru Ünsal, Department of Chest Diseases, Yıldırım Beyazıt University Faculty of Medicine, 

Ankara, Turkey 

e-mail: unsalebru73@yahoo.com 

86

Respiratory Case Reports 

Hypersensitivity pneumonitis (HP) is a pulmonary disease 

with symptoms of dyspnea and coughing, resulting from 

the inhalation of an antigen to which the patient has been 

previously sensitized (1,2). Chemical-induced hypersensitivity 

pneumonitis has been so far rarely described. Reactive 

low molecular weight chemicals, many of which are 

known causes of occupational asthma, may act as haptens 

and cause HP (1). Occupational exposure to some 

low-molecular-weight chemicals such as isocyanate vapors, 

and aerosols that are found in foam, glue, and 

spray paint may induce typical hypersensitivity pneumonitis 

(3). The current report presents a case of HP due to 

glue inhalation that was misdiagnosed as occupational 

asthma. 

CASE 

A 31-year-old male patient was admitted to a reference 

hospital for chest diseases with the symptoms of coughing 

and dyspnea. He had effort-associated dyspnea and a 

nonproductive cough for one year. Symptoms progressed 

over the past three months. He had no sputum, hemoptysis, 

chest pain, or fever. He had an involuntary 6 kg 

weight loss in the last year. One month prior, he was 

treated with inhaler drugs with the diagnosis of asthma, 

with only mild improvement. His history revealed that he 

smoked five packets of cigarettes per year (he was an exsmoker 

for 8 years) and worked in the furniture industry 

for 3 years. He also added that he was exposed to glue 

inhalation in the work place; he did not use a mask. The 

physical examination revealed normal vital signs, and 

oxygen saturation (SO 2) was 95%. The chest examination 

revealed rales in the base of the right lung. The examination 

of the other systems was normal. The chest radiograph 

revealed non-homogenous infiltration in the paracardiac 

area and the lower zone at the right side. Hemogram, 

biochemical tests, CRP level, total IgE and urine 

test were all normal; sedimentation rate was 30 mm/hr. 

Results of the pulmonary function test were as follows: 

forced expiratory volume (FEV1): 42 % (1.57 liters), 

forced vital capacity (FVC): 44% (1.92 liters), FEV1/FVC: 

82%, FEF 25-75: 37% (1.70 liters/sec), and diffusing 

capacity: 36%. The thoracic CT revealed ground-glass 

densities in the right lung basal segments and air trapping 

in the left lung (Figure 1). Fiberoptic bronchoscopy was 

performed; vocal cords and trachea were normal. Both 

bronchial systems were open up to the subsegmental 

levels. Transbronchial biopsy and bronchoalveolar lavage 

(BAL) were obtained from the right lung basal segment. 

The BAL analysis produced the following, total cell count: 

1020/mm³, lymphocytes 70%, macrophages 20%, neutrophils 

9%, and eosinophils 1%, and CD4/CD8: 0.32. 

Transbronchial biopsy was insufficient for the specific 

diagnosis. Bronchial lavage cytology was negative for 

malignancy. Bronchial lavage was negative for acid resistant 

bacilli (ARB). For a specific diagnosis, a wedge 

resection was performed through right thoracotomy. The 

histopathological examination revealed lymphocyte infiltration 

and non-necrotizing granulomas with the diagnosis 

of hypersensitivity pneumonitis (extrinsic allergic alveolitis) 

(Figure 2). No clinical and radiological improvements 

were obtained in spite of removal from antigen 

exposure. Thus, the patient was treated with methylprednisolone 

(1mg/kg/day) for six months. Following treatment, 

the patient experienced clinical and radiological 

improvement. In the thoracic CT, ground-glass densities 

in the right lower lobe were regressed (Figure 3). The 

pulmonary function test results, in particular, significantly 

improved after the treatment as follows: FEV1: 69% (2.56 

L), FVC: 75% (3.25 L), FEV1/FVC: 79%, FEF 25-75: 54% 

(2.45 L/sec) and diffusing capacity was 93%. 

Figure 1: Ground-glass densities in the right lower lobe and air trapping 

in the left lung in the thoracic CT before treatment 

DISCUSSION 

Patients with HP might be misdiagnosed with occupational 

asthma, as they have similar symptoms and a history of 

exposure in the work place. Low molecular weight chemicals, 

especially isocyanates, are known to cause occupational 

asthma (1). In the current report, the patient was 

working in the furniture industry and had nonspecific 

symptoms as dyspnea and cough, and thus he was treated 

with bronchodilator drugs with the diagnosis of asthma. 

However, his chest radiograph was not normal and 

the diffusion capacity for carbon monoxide was low. Furthermore, 

the thoracic CT revealed ground-glass densities 

in the right lower lobe, which is not expected in patients 

Cilt - Vol. 3 Sayı - No. 2 87

Hypersensitivity Pneumonitis due to Glue Inhalation | Ünsal et al. 

with asthma. In the BAL analysis, the CD4/CD8 level was 

low and the histopathological examination was compatible 

with HP. 

Figure 2: Lymphocyte infiltration and non-necrotizing granulomas with 

the diagnosis of hypersensitivity pneumonitis 

measurement of dust concentration are important. Many 

agents may cause HP and the most important factor in 

the treatment is the cessation of the antigen exposure (5). 

The decision to initiate steroid therapy should be based 

on the severity of symptoms and physiological abnormalities. 

The effect of antigen type on the prognosis is unclear. 

Genetics and the duration of antigen exposure are important 

for the prognosis (5-7). In the current patient, 

there was no clinical and radiological improvement despite 

of removal from antigen exposure. Thus, he was 

treated with methylprednisolone for six months, which 

resulted in clinical and radiological improvement. 

In conclusion, recognizing HP is clinically challenging 

because among different patients, the disease might vary 

according to the clinical presentation, severity, and natural 

history. Detailed working anamnesis is important in 

patients with suspicion of occupational HP. 

CONFLICTS OF INTEREST 

None declared. 

Figure 3: Thoracic CT showing improvement in ground-glass densities in 

the right lower lobe after treatment 

Some low-molecular-weight chemicals that by themselves 

are not solely antigenic may combine with the host’s 

proteins to form haptens, which then may provoke hypersensitivity 

pneumonitis. For example, the agents implicated 

in a chemical worker’s lung are isocyanates, and are 

found in products such as foam, glue, and spray paint (4). 

Clinical suspicion is important in the diagnosis of occupational 

HP. In particular, the finding of immunoglobulin G 

precipitating antibodies in the serum of patients with suspected 

HD is a helpful diagnostic clue (2,5). However, 

the researchers of the current study could not measure 

precipitins in the serum of the patients. 

Hypersensitivity pneumonitis is not an atopic disease. 

There is no increase in IgE levels and eosinophil count. 

Precautions to decrease the antigen exposure must be 

taken both at home and in workplaces. In particular, the 

use of filtered masks, air conditioning, and the regular 

AUTHOR CONTRIBUTIONS 

Concept - E.Ü., S.C., R.O., A.E., N.Ç., M.G.; Planning 

and Design - E.Ü., S.C., R.O., A.E., N.Ç., M.G.; Supervision 

- E.Ü., S.C., R.O., A.E., N.Ç., M.G.; Funding - E.Ü., 

S.C., R.O.; Materials - E.Ü., S.C., R.O.; Data Collection 

and/or Processing - E.Ü., S.C., R.O.; Analysis and/or 

Interpretation - E.Ü.; Literature Review - E.Ü.; Writing - 

E.Ü.; Critical Review - E.Ü., S.C., N.Ç. 

YAZAR KATKILARI 

Fikir - E.Ü., S.C., R.O., A.E., N.Ç., M.G.; Tasarım ve 

Dizayn - E.Ü., S.C., R.O., A.E., N.Ç., M.G.; Denetleme - 

E.Ü., S.C., R.O., A.E., N.Ç., M.G.; Kaynaklar - E.Ü., 

S.C., R.O.; Malzemeler - E.Ü., S.C., R.O.; Veri Toplama 

ve/veya İşleme - E.Ü., S.C., R.O.; Analiz ve/veya Yorum - 

E.Ü.; Literatür Taraması - E.Ü.; Yazıyı Yazan - E.Ü.; 

Eleştirel İnceleme - E.Ü., S.C., N.Ç. 

REFERENCES 

1. Fink JN, Ortega HG, Reynolds HY, Cormier YF, Fan LL, 

Franks TJ, et al. Needs and opportunities for research in 

hypersensitivity pneumonitis. Am J Respir Crit Care Med 

2005; 171:792-8. [CrossRef] 

2. Patel AM, Ryu JH, Reed CE. Hypersensitivity pneumonitis: 

current concepts and future questions. J Allergy Clin Immunol 

2001; 108:661-70. [CrossRef] 

88 www.respircase.com


3. Baur X. Hypersensitivity pneumonitis (extrinsic allergic alveolitis) 

induced by isocyanates. J Allergy Clin Immunol 

1995; 95:1004-10. [CrossRef] 

4. Yoshizawa Y, Ohtsuka M, Noguchi K, Uchida Y, Suko M, 

Hasegawa S. Hypersensitivity pneumonitis induced by 

toluene diisocyanate: sequelae of continuous exposure. 

Ann Intern Med 1989; 110:31–4. [CrossRef] 

6. Bourke SJ, Dalphin JC, Boyd G, McSharry C, Baldwin CI, 

Calvert JE. Hypersensitivity pneumonitis: current concepts. 

Eur Respir J 2001; 32:81s-92s. 

7. Kokkarinen JI, Tukiainen HO, Terho EO. Effect of corticosteroid 

treatment on the recovery of pulmonary function 

in farmer's lung. Am Rev Respir Dis 1992; 145:3-5. 

[CrossRef] 

5. Madison JM. Hypersensitivity pneumonitis: clinical perspectives. 

Arch Pathol Lab Med 2008; 132:195-8. 

[CrossRef] 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Umut Elboğa 1 , Ebuzer Kalender 1 , Öner Dikensoy 2 , Hasan Deniz Demir 1 , Zeki Çelen 1 , Mustafa Yılmaz 1 


Pulmoner alveoler mikrolitiazis (PAM), her iki akciğerde 

intraalveolar mikrolitlerin birikimi ile karakterize 

az rastlanan kronik bir akciğer hastalığıdır. Tanı genellikle 

spesifik radyolojik bulgularla konmakla birlikte 

kesin tanı için patolojik inceleme yapmak gerekebilir. 

Kemik sintigrafisi tanıya yardımcı olan diğer bir 

görüntüleme yöntemidir. Kemik sintigrafisinde birçok 

vakada akciğerlerde diffüz Tc-99m metilen difosfonat 

(MDP) tutulumu rapor edilmiştir. Çalışmamızda kemik 

sintigrafisinde bilateral akciğerlerde diffüz artmış Tc- 

99m MDP tutulumu gösteren PAM tanılı bir olguyu 

sunduk. 

Anahtar Sözcükler: Pulmoner alveolar mikrolitiazis, 

Kemik sintigrafisi, Tc-99m MDP. 

1 Gaziantep Üniversitesi Tıp Fakültesi, Nükleer Tıp Anabilim Dalı, 

Gaziantep 

2 Gaziantep Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim 

Dalı, Gaziantep 

Pulmonary alveolar microlithiasis (PAM) is a rare 

chronic lung disease characterized by the deposition 

of intra-alveolar microliths in both lungs. Although 

diagnosis is usually based on specific radiological 

findings, pathological examination may be necessary 

for final diagnosis. Bone scintigraphy is another imaging 

method that aids in the diagnosis. Diffuse Tc- 

99m methylene diphosphonate (MDP) uptake was 

reported in the lungs on bone scintigraphy in many 

cases. The current study presents a case diagnosed 

with PAM who had diffuse increased Tc-99m MDP 

uptake in both lungs on bone scintigraphy. 

Key words: Pulmonary alveolar microlithiasis, Bone 

scintigraphy, Tc-99m MDP. 

1 Department of Nuclear Medicine, Gaziantep University 

Faculty of Medicine, Gaziantep, Turkey 

2 Department of Pulmonary Medicine, Gaziantep University 

Faculty of Medicine, Gaziantep, Turkey 


Correspondence (İletişim): Umut Elboğa, Gaziantep Üniversitesi Tıp Fakültesi, Nükleer Tıp Anabilim Dalı, Gaziantep 

e-mail: umutelboga@hotmail.com 

90


Pulmoner alveoler mikrolitiazis (PAM), her iki akciğerde 

intraalveolar yaygın küçük taş yapılarının birikimi ile karakterize 

az rastlanan kronik bir akciğer hastalığıdır (1). 

Etyoloji tam olarak bilinmemekle birlikte otozomal resesif 

geçişli genetik bir hastalık olabileceği düşünülmektedir (2). 

Hastalar genellikle yakınmasız olup tanı sıklıkla akciğer 

görüntülemesi sırasında rastlantısal olarak konmaktadır 

(3). Direkt grafide kum fırtınası tarzındaki yaygın kalsifiye 

mikronodüler görünüm karakteristiktir (3,4). Yüksek rezolüsyonlu 

bilgisayarlı tomografi (YRBT) tanıda önemli bir 

yere sahiptir. Ayrıca kemik sintigrafisinde akciğerlerde Tc- 

99m metilen difosfonat (MDP) tutulumu birçok olguda 

rapor edilmiştir (5-7). Kesin tanı akciğer biyopsisi ya da 

bronkoalveoler sıvıda mikrolitlerin gösterilmesi ile konmaktadır 

(3). Bilinen kesin bir tedavisi yoktur. Çalışmamızda 

kemik sintigrafisinde bilateral akciğerlerde diffüz 

artmış Tc-99m MDP tutulumu gösteren PAM tanılı bir 

olguyu sunmak istedik. 

OLGU 

Otuz dört yaşındaki erkek hasta yaklaşık 2 yıldır devam 

eden kuru öksürük nedeni ile göğüs hastalıkları polikliniğine 

başvurdu. Yapılan fizik muayenede oskültasyonda 

bilateral solunum seslerinde hafif azalma saptandı. Hemogram, 

biyokimya, kan elektrolitleri ve tam idrar tahlilini 

içeren rutin laboratuvar incelemeleri normal sınırlarda 

bulundu. Spirometrik incelemede FEV1: 2,64 L (%64), 

FVC: 3,12 L (%65), FEV1/FVC: %83 olarak hesaplanmıştı. 

Hastanın postero-anterior akciğer grafisinde bilateral 

akciğerlerde kum fırtınası tarzında yaygın mikronodüler 

opasiteler izlendi. YRBT incelemesinde bilateral akciğerlerde 

yaygın mikronodüler kalsifiye lezyonlar, plevral/subplevral 

kalsifikasyonlar ve interlobüler septal kalınlaşmalar 

saptandı (Şekil 1). Tanıyı desteklemek için yapılan 

tüm vücut kemik sintigrafisinde bilateral akciğer alanlarında 

diffüz Tc-99m MDP tutulumları saptandı. Akciğer 

dışında vücudun başka bir yerinde patolojik aktivite tutulumuna 

rastlanmadı (Şekil 2). Hastaya kesin tanı için 

biyopsi planlandı. Fiberoptik bronkoskopide bronşlar 

doğal izlendi. Transbronşiyal biyopsi alındı. Materyalin 

histopatolojik incelenmesinde alveol boşluklarını dolduran 

tipik mikrolitler görüldü ve PAM tanısı doğrulandı. 

Hastanın aile öyküsü bulunmamaktaydı. Hastanın öksürük 

haricinde başka belirgin yakınması olmayıp göğüs hastalıkları 

tarafından klinik takibi devam etmektedir. 

TARTIŞMA 

PAM, her yaş grubunda görülmekle birlikte hastalığın 

alveoler gaz alışverişini etkileyebilecek düzeye gelinceye 

Şekil 1a ve b: YRBT’de bilateral akciğerlerde yaygın mikronodüler 

kalsifiye lezyonlar (a), plevral/subplevral kalsifikasyonlar (b). 

Şekil 2: Tüm vücut kemik sintigrafisinde bilateral akciğer alanlarında 

diffüz artmış Tc-99m MDP tutulumları. 

kadar yakınmasız seyretmesi nedeniyle tanı sıklıkla erişkin 

yaşlarda genellikle 30–50 yaşlarında konmaktadır (3). 

Hastamızın tanı yaşı 34 idi. Hastalığın otozomal resesif 

geçişli olduğu düşünülmektedir ve hastaların yarısında 

pozitif aile öyküsü mevcuttur (2,3). Olgumuzda aile öyküsü 

bulunmamaktaydı. Hastalık genellikle diğer sağlık 

problemleri nedeniyle yapılan akciğer görüntülemesi 

sırasında tesadüfen saptanır (3). PAM’ın tipik radyolojik 

bulgusu, daha çok alt ve orta zonları tutan ve kum fırtınası 

olarak adlandırılan bilateral diffüz mikronodüler kalsifik 

lezyonlardır (3,4). Buzlu cam opasiteler, interlobüler septal 

kalınlaşmalar, plevral-subplevral kalsifikasyonlar ve 

kistler YRBT’de görülen tipik bulgulardır (8). Olgumuzda 


Pulmoner Alveolar Mikrolitiazis Tanısında Kemik Sintigrafisinin Önemi | Elboğa et al. 

her iki akciğerde yaygın kalsifiye mikronodüller, plevral/subplevral 

kalsifikasyonlar ve interlobüler septal kalınlaşmalar 

mevcuttu. YRBT hastalığın yaygınlığını belirlemede 

ve klinik izlemde akciğer grafisine kıyasla daha 

duyarlıdır (3). Olgumuzda kesin tanı transbronşial biyopsi 

ile kondu. Kemik sintigrafisi tanı ve ayrıcı tanıya yardımcı 

olan diğer bir görüntüleme yöntemidir. Kemik sintigrafisinde 

kullanılan Tc-99m MDP, PAM’da izlenen akciğer 

alveollerindeki mikrolitler tarafından yüksek tutulum gösterir. 

Mikrolitler ekstrasellüler kalsiyum depozitleri olup 

kalsiyum, apatit ve fosfor içerirler. Tc-99m MDP şüpheli 

olgularda hastalık tanısının desteklenmesinde faydalı 

olabilmektedir (7). Tüm bunların yanında akciğerlerinde 

Tc-99m MDP tutulumu göstermeyen PAM olguları da 

bildirilmiştir (10). Bu durumun alveoler mikrolitlerin azalmasından 

ya da sistemik dolaşım bozukluğundan kaynaklanabileceği 

düşünülmektedir (11). Hastalığın klinik yakınmaları 

ve radyolojik bulguları açısından büyük uyumsuzluklar 

mevcuttur (12). Hastalar yaygın radyolojik lezyonlardan 

beklenmeyecek kadar az yakınmalıdırlar. Olgumuz 

bu profile uymakta olup yaygın akciğer lezyonlarına 

karşın hastamızın sadece kuru öksürük şikâyeti mevcuttu. 

Olguların çoğunda normal akciğer fonksiyonları 

izlenmekle birlikte bazı olgularda restriktif tip solunum 

fonksiyon bozukluğu ve difüzyon kapasitesinde azalma 

izlenmektedir. Hastamızda hafif restriktif tip solunum fonksiyon 

bozukluğu saptandı. Semptomatik hastalarda tipik 

yakınmalar dispne, kuru öksürük, göğüs ağrısı ve halsizliktir. 

Hastalık genellikle yavaş ilerlemekte ancak bazı 

olgularda zamanla pulmoner fibrozis, solunum yetmezliği 

ve kor pulmonale gelişebilmektedir. Hastalığın spesifik bir 

tedavisi yoktur. Sistemik kortikosteroid tedavisi ve bronkoalveolar 

lavaj gibi palyatif tedavi yöntemleri etkisizdir. 

Disodyum etidronat erken tanı alan olgularda kullanılabilir. 

Akciğer transplantasyonu, hastalığın ileri dönemlerinde 

uygulanabilen bir tedavi seçeneğidir (6,7). Ancak 

etkinliği tartışmalıdır. Sonuç olarak, kemik sintigrafisi PAM 

tanısında ilk sırada tercih edilmese de hastalığın tanısını 

destekleyen önemli bir görüntüleme yöntemidir. 

ÇIKAR ÇATIŞMASI 

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir. 


Fikir - U.E., E.K., M.Y., H.D.D., Z.Ç., Ö.D.; Tasarım ve 

Dizayn - U.E., E.K., M.Y., H.D.D., Z.Ç., Ö.D.; Denetleme 

- U.E., E.K., M.Y., H.D.D., Z.Ç., Ö.D.; Kaynaklar - 

H.D.D.; Malzemeler - U.E.; Veri Toplama ve/veya İşleme 

- U.E.; Analiz ve/veya Yorum - Ö.D.; Literatür Taraması - 

Z.Ç.; Yazıyı Yazan - U.E.; Eleştirel İnceleme - Z.Ç., Ö.D., 

M.Y., U.E. 

KAYNAKLAR 

1. Chatterji R, Gaude GS, Patil PV. Pulmonary alveolar microlithiasis: 

diagnosed by sputum examination and transbronchial 

biopsy. Indian J Chest Dis Allied Sci 1997; 

39:263-7. 

2. Gayathri Devi HJ, Mohan Rao KN, Prathima KM, Das JK. 

Pulmonary alveolar microlithiasis. Lung India 2011; 

28:139-41. [CrossRef] 

3. Castellana G, Lamorgese V. Pulmonary alveolar microlithiasis. 

World cases and review of the literature. Respiration 

2003; 70:549–55. 

4. Malhotra B, Sabharwal R, Singh M, Singh A. Pulmonary 

alveolar microlithiasis with calcified pleural plaques. Lung 

India 2010; 27:250-2. [CrossRef] 

5. Kaya H, Balcı TA, Şenyiğit A, Erdoğan S. The value of Tc- 

99m MDP bone scintigraphy and Tc-99m tetrofosmin 

pulmonary scintigraphy in the evaluation of pulmonary 

alveolar microlithiasis. Turk J Nucl Med 2002; 11:89-96. 

6. Shah M, Joshi JM. Bone scintigraphy in pulmonary alveolar 

microlithiasis. Indian J Chest Dis Allied Sci 2011; 

53:221-3. 

7. Yaylalı O, Kıter G, Kıraç FS. Pulmoner alveoler mikrolitiazis 

olgusunda kemik sintigrafisi. Turk J Nucl Med 

2008; 17:125-30. 

8. Deniz O, Ors F, Tozkoparan E, Ozcan A, Gumus S, Bozlar 

U, et al. High resolution computed tomographic features 

of pulmonary alveolar microlithiasis. Eur J Radiol 

2005; 55:452–60. [CrossRef] 

9. Chan ED, Morales DV, Welsh CH, McDermott MT, 

Schwarz MI. Calcium deposition with or without bone 

formation in the lung. Am J Respir Crit Care Med 2002; 

165:1654-69. [CrossRef] 

10. Türktaş H, Öztürk C, Güven M, Ugur P, Erzen C. Pulmonary 

alveolar microlithiasis with the absence of technetium-99m 

MDP uptake of lungs. Clin Nuclear Med 

1988;13:883-5. 

11. Şahin Ü, Yıldız M, Bircan HA, Akkaya A, Çandır Ö. Absence 

of pulmonary uptake of Tc-99m methylenediphosphonate 

in alveolar microlithiasis. Ann Nucl Med 2004; 

18:695-8. 

12. Castellana G, Gentile M, Castellana R, Fiorente P, Lamorgese 

V. Pulmonary alveolar microlithiasis: clinical 

features, evolution of the phenotype, and review of the 

literature. Am J Med Genet 2002; 111:220-4. [CrossRef] 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Yelda Varol, Pınar Çimen, Nuran Katgı, Mehmet Ünlü, İsmail Kayaalp, Ahmet Üçvet, Sülün Ermete, 

Salih Zeki Güçlü 


Pulmoner Langerhans hücreli histiositozis daha çok 

genç, sigara içen erişkinlerde görülen etiyolojisi bilinmeyen 

nadir bir hastalıktır. Otuz altı yaşında bayan 

hasta 4 aydır devam eden öksürük ve balgam çıkarma 

yakınması ile polikliniğimize başvurdu. Yedi yıl 

günde 1 paket sigara anamnezi olan hastanın çekilen 

Yüksek rezolüsyonlu toraks bilgisayarlı tomografisinde 

her iki akciğer parankim alanlarında üst ve orta zonlarda 

daha belirgin olarak, alt zonlarda ise daha hafif 

derecede ve küçük olarak izlenen kaviter lezyonlar, 

çevresinde buzlu cam dansitesinde infiltratif tutulumlar 

ve milimetrik buzlu cam dansitesinde nodüler 

görünümler mevcuttu. Tanı açık akciğer biyopsisinde 

immünhistokimyasal boyama ile CD1a yüzey antijeni 

pozitifliği gösteren Langerhans hücrelerin görülmesiyle 

konuldu. 

Anahtar Sözcükler: Langerhans hücreli histiositozis, 

akciğer tutulumu, sigara. 

Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve 

Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İzmir 

Pulmonary Langerhans cell histiocytosis is a rare 

idiopathic disorder mostly seen in young adult smokers. 

A 36-year-old female patient referred to our 

clinic with the complaints of cough and sputum production 

for the last four months. She had a smoking 

history of 7 packets per year (current smoker). In high 

resolution computed tomography, cystic appearances, 

which were more marked in upper lobes, ground 

glass opacities near the cystic lesions, and millimetric 

nodules around them were observed. A surgical 

biopsy showed a lymphocytic lung infiltrate with 

Langerhans cells immune staining with CD1a antigen 

positivity. 

Key words: Langerhans cell histiocytosis, pulmonary 

involvement, smoking. 

Clinic of Chest Diseases, Dr. Suat Seren Chest Diseases and 

Surgery Education and Training Hospital, İzmir, Turkey 


Correspondence (İletişim): Yelda Varol, Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs 

Hastalıkları Kliniği, İzmir 

e-mail: yeldavatansever@hotmail.com 

93


Langerhans hücreli histiyositoz (LHH) kemik iliği kökenli 

dendritik hücre yapısındaki histiyositlerin anormal proliferasyonu 

ve dokularda granülom oluşturacak şekilde infiltrasyonu 

ile karakterize nedeni bilinmeyen bir hastalık 

grubudur (1-2). Erişkin yaş grubunda nadiren görülürken 

çocuklarda daha sık saptanır (3). Langerhans hücrelerinin 

infiltrasyonu eozinofilik granülom, Hand-Schuller- 

Christian hastalığı veya Letterer-Siwe hastalığı olarak 

isimlendirilen 3 farklı klinik tablo ile ortaya çıkabilir (4). 

Erişkinlerde pulmoner LHH (PLHH) neredeyse yalnızca 

sigara içenlerde meydana gelen ve nadir görülen bir 

bozukluktur. PLHH daha çok genç erişkinleri etkilemekte 

ve 20 – 40 yaş arasında en sık görülmektedir (5). Biz de 

nadir bir hastalık olması nedeni ile olgumuzu burada 

tartışmayı uygun bulduk. 

histopatolojik incelemesinde langerhans hücreleri, histiosit 

eozinofil, lökosit ve diğer enflamatuar hücrelerin oluşturduğu 

multipl interstisiyel nodüler infiltrasyonlar izlendi. Bu 

alanlara uygulanan IHK ile S100 pozitif ve CD1a pozitifliği 

gözlendi (Şekil 3). IHK bulguları ve histopatolojik 

bulgular ile olguya LHH tanısı konuldu. Başka bir organ 

tutulumu saptanmayan hastaya sigara bırakma danışmanlık 

hizmeti verildi, tedavi sürecinde sigarayı bırakan 

hasta klinik takibe alındı. 

OLGU 

Otuz altı yaşında bayan üç aydır devam eden öksürük ve 

balgam çıkarma yakınmaları ile başvurdu. Yedi paket/yıl 

sigara anamnezi vardı. Öz ve soy geçmişinde bir özellik 

yoktu. Fizik muayenesinde genel durum iyi, bilinci açık ve 

koopereydi. Solunum sistem muayenesinde solunum 

sayısı 16/dk, bilateral solunum sesleri olağandı. Nabız: 

80/dk, tansiyon arteriyel 130/80 mmHg, ateş yoktu, kalp 

sesleri olağandı. Diğer sistem muayenesi olağandı. Hemogram 

ve biyokimya değerleri normal sınırlarda olan 

hastanın eritrosit sedimentasyon hızı 32mm/saatti. 

PA akciğer grafisinde bilateral üst ve orta zonlarda daha 

belirgin yer yer retiküler ve nodüler heterojen dansite 

artımları izlendi (Şekil 1). Solunum fonksiyon testinde 

FEV1: 2,82 L (%101) FVC: 2,98 L (%93) FEV1/FVC: %94 

olarak saptandı. Karbonmonoksit difüzyon testinde 

(DLCO) hastanın difüzyon kapasitesinin orta derecede 

azalmış (%50) olduğu gözlendi. YRBT’de her iki akciğer 

parankim alanlarında üst ve orta zonlarda daha belirgin 

olarak, alt zonlarda ise daha hafif derecede ve küçük 

olarak izlenen kaviter lezyonlar, çevresinde buzlu cam 

dansitesinde infiltratif görünümler ve milimetrik buzlu cam 

dansitesinde nodüler görünümler mevcuttu (Şekil 2). Hastaya 

fiberoptik bronkoskopik muayene yapıldı. Orta lob 

medial segmentten yapılan BAL hücre sayımında %89 

makrofaj, %5 eozinofil, %4 nötrofil lökosit %1 lenfosit 

izlendi. S100 ve CD1a immünhistokimyasal (IHK) tetkikinde 

boyama saptanmadı. Hasta bronkoskopi sırasında 

yapılan transbronşial biyopsiyi tolere edemedi ve hasta 

göğüs cerrahisi ile konsülte edilerek açık akciğer biyopsisine 

yönlendirildi. 

Yapılan açık akciğer biyopsisinde üst lob wedge alt lob 

superior ve bazal segment wedge rezeksiyon materyallerin 

Şekil 1: PA Akciğer grafisi. 

Şekil 2: Yüksek Rezolüsyonlu Toraks Bilgisayarlı Tomografi kesitleri. 


Pulmoner Langerhans Hücreli Histiositozis Olgusu | Varol et al. 

TARTIŞMA 

PLHH’in etiyolojisi ve patogenezi tam olarak bilinmemektedir. 

Hastalığın hemen hemen sadece sigara içenlerde 

görülmesi çevresel bir faktörün hastalığı tetiklediğini düşündürmektedir 

(5). Önceleri belirgin bir erkek baskınlığı 

bildirilmişken günümüz verileri kadın erkek oranının eşitlendiği 

yönündedir (5,6). Bu farklılıkların olasılıkla zaman 

içerisinde sigara içme alışkanlıklarındaki değişiklikleri 

yansıtabileceği düşünülmektedir. Nadir görülen bir hastalık 

olması nedeniyle prevalans belirlemek güçtür, ancak 

Japonya’da bir yıl içerisinde 160 yeni olgu belirlenmiş ve 

prevalans erkeklerde ve kadınlarda 100.000’de 0,27 ve 

0,07 olarak tahmin edilmiştir (7). Bizim olgumuz da orta 

yaşlı bir bayan olup aktif sigara içicisidir. 

PLHH’de, patolojik sürecin oluştuğu bronşiyollerde çok 

sayıda LH birikimi olur. Lezyonlar fokaldir, distal bronşiyollerden 

bazılarını tutar, hepsinde bulunmaz. Bu dağılım, 

olasılıkla sigara içilmesi nedeniyle uyarılan bronşiyol epitelin 

mikro çevresine bağlıdır. Bronşiyollerde LH birikimi 

açısından bu değişimin önemli olduğu düşünülmektedir. 

Çok sayıda LH tarafından bronşiyollerin infiltrasyonu, LH 

öncülerinin LH oluşturması, lokal LH proliferasyonu 

ve/veya apopitozu uyaran mekanizmalara karşı azalmış 

LH duyarlığı ile ilgili olabilir (8). Hastalığın nadiren de 

olsa sigara içmeyen erişkinlerde ve küçük çocuklarda 

ortaya çıkması hastalığın patogenezinde sigara dışında 

farklı etkenlerin de olduğunu düşündürmektedir (8). 

Şekil 3: Açık akciğer biyopsi materyalinin immünhistokimyasal boyama 

ile CD1a pozitifliği (CD1aX400). 

PLHH klinik görünüm itibariyle değişkendir, yani farklı 

tablolar görülebilir (5–9). Yaygın akciğer tutulumuna 

karşın semptomlar oldukça siliktir veya yoktur. Olguların 

yaklaşık %25’inde hastalık hiçbir belirti vermez ve rutin 

göğüs filminde saptanır. Olguların yaklaşık üçte ikisinde 

tanı anında solunum belirtileri, kuru öksürük ve eforla 

nefes darlığıdır. Buna spesifik olmayan semptomlar eklenebilir 

(ateş, gece terlemesi ve kilo kaybı vb.). Olguların 

%10-20’si spontan pnömotoraks ile kendini gösterebilir. 

Pnömotoraks genç erkeklerde daha sık gelişir, hastalık 

seyrinde herhangi bir zamanda meydana gelebilir ve 

zorlu tedavi girişimleri gerektiren, iki taraflı ve/veya nüks 

eden tipte olabilir (5-9). Bizim hastamızın üç aydır devam 

eden öksürük ve balgam çıkarma yakınması mevcut idi. 

PLHH’li hastaların SFT’leri normal olabildiği gibi obstrüktif, 

restriktif, mikst tipte solunum fonksiyon bozukluğu görülebilir 

(5). Hastaların çoğunluğunda obstrüktif fonksiyonel 

bozukluk görülür. Radyolojik değişiklikler çok belirgin 

olmasına karşın solunum fonksiyonları normal olabilir. 

Bizim olgumuzun YRBT’sinde yaygın kistik ve nodüler 

görünümler olmasına karşın SFT parametreleri normal 

sınırlar içerisinde ancak difüzyon kapasitesi düşük idi. 

Akciğer grafisinde retikülomikronodüler infiltrasyon en sık 

görülen radyolojik görünümdür (8). YRBT tetkiki, PLHH 

tanısında büyük bir gelişme sağlamıştır ve bugün bu tanıdan 

kuşkulanıldığında yapılması gerekli olan bir tetkik 

halini almıştır. Tipik YRTB görünümü, fokal normal parankim 

ile birbirinden ayrılan ve daha çok üst orta zonlarda 

yayılım gösteren iyi sınırlı olmayan küçük nodülleri, 

kaviteli nodülleri, ince ve kalın duvarlı kistleri içerir (8). 

PLHH’de lezyonların dağılımı sentrilobülerdir. Bu hastalık 

ilerledikçe, kistik lezyonlar baskın bulgu haline gelir. 

BAL sıvısında yüksek makrofaj sayıları içeren, genç, semptomsuz 

sigara içicilerde akciğer alanlarının üst yarısında 

baskın nodüler ve kistik görünüm varlığı PLHH tanısı için 

tipiktir. Aksine, nadir saf nodüler formlar veya kaviteli 

akciğer nodülleri bulunan hastalarda, ayırıcı tanı listesinde; 

mikobakteri enfeksiyonunu, diğer enfeksiyonlar, sarkoidoz, 

Wegener granülomatozisi, kaviteli akciğer metastazları, 

bronşiyoloalveoler karsinom, septik emboli veya 

kaviteli P. jiroveci pnömonisi bulunmaktadır. Kadınlarda, 

saf kistik PLHH’nin lenfanjiyoleyomiyomatozisden ayırt 

edilmesi için anjiyomiyolipomlar gösterebilir (8). Hastamızın 

YRBT’sinde her iki akciğer parankim alanlarında üst ve 

orta zonlarda daha belirgin olarak, alt zonlarda ise daha 

hafif derecede ve küçük olarak izlenen kaviter lezyonlar, 

çevresinde buzlu cam dansitesinde infiltratif görünümler 

ve milimetrik buzlu cam dansitesinde nodüler görünümler 

mevcuttu. 

Kesin LHH tanısı, hastalığa yakalanmış bir dokuda LH 

granülomunun tanımlanması ile konur. PLHH hastalarında 

transbronşiyal biyopsi LH granülomlarını gösterebilmesine 

karşın, histolojik kanıt daha sık olarak cerrahi biyopsi 

yoluyla elde edilir. Langerhans hücreleri S-100 ile boyanır. 

Bu hücreler CD-1 pozitiftir ve spesifik monoklonal antikor 

ile tanınabilir. BAL sanılanın aksine çok düşük duyarlılığa 

sahiptir ve hastaların tanısında nadiren yararlıdır (10). 



Bizim olgumuzda da BAL’da langerhans hücresi saptanmadı. 

Hasta açık akciğer biyopsisine yönlendirildi. İHK 

bulguları ve histopatolojik bulgular ile olgumuza LHH 

tanısı konuldu. 

Hastalığın tedavisinde ilk basamak sigaranın bırakılmasıdır. 

Progresif, sistemik semptomu olan veya solunum 

yetmezliği ile başvuran hastalarda steroid kullanılabilir (8). 

Hastamıza sigara bırakma danışmanlık hizmeti verilerek 

sigara bırakma tedavisi uygulanmıştır. Hastanın semptomlarının 

ağır olmaması ve klinik olarak stabil olması 

nedeniyle steroid tedavisi başlanmamıştır. Hasta halen 

klinik gözlem altındadır. 

Hastalığın seyri oldukça değişken olup sigara bırakıldıktan 

sonra hastalığın düzelebileceği bildirilmiştir (11-13). 

Bununla birlikte, sigara bırakılmasının uzun dönemdeki 

sonuçları belirsizdir ve sigara bırakılmasına rağmen nüks 

eden olgular da bildirilmiştir (14). 

Her ne kadar akciğer Langerhans hücreli histiyositozisine 

yol açan hastalık patogenezi aydınlanmaya başlamış olsa 

da, hastalığın yerleşimi ve kliniğin ortaya çıkışı ile ilgili 

mekanizmalar açık değildir. Bu az rastlanan hastalık için 

tedavilerin geliştirilmesine katkı sağlayacak yeni çalışmalara 

ihtiyaç vardır. 




Fikir - Y.V., P.Ç., N.K., M.Ü., İ.K., A.Ü., S.E., S.Z.G.; 

Tasarım ve Dizayn - Y.V., P.Ç., N.K., M.Ü., İ.K., A.Ü., 

S.E., S.Z.G.; Denetleme - Y.V., P.Ç., N.K., M.Ü., İ.K., 

A.Ü., S.E., S.Z.G.; Kaynaklar - Y.V., P.Ç., N.K., M.Ü.; 

Malzemeler - İ.K., A.Ü., S.E., S.Z.G.; Veri Toplama 

ve/veya İşleme - Y.V., M.Ü., P.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - 

Y.V., S.E., S.Z.G., İ.K.; Literatür Taraması - Y.V., P.Ç., 

İ.K., N.K.; Yazıyı Yazan - Y.V., P.Ç., M.Ü., A.Ü.; Eleştirel 

İnceleme - Y.V., P.Ç., N.K., M.Ü., İ.K., A.Ü., S.E., S.Z.G. 

KAYNAKLAR 

1. Writing Group of the Histiocyte Society. Histiocytosis syndromes 

in children. Lancet 1987; 329:208–9. [CrossRef] 

2. Favara BE, Feller AC, Pauli M, Jaffe ES, Weiss LM, Arico 

M, et al. Contemporary classification of histiocytic disorders. 

The WHO Committee on Histiocytic/Reticulum Cell 

Proliferations. Reclassification Working Group of the 

Group of the Histiocyte Society. Med Pediatr Oncol 1997; 

29:157–66. 

3. Malpas JS, Norton AJ. Langerhans cell histiocytosis in 

adults. Med Pediatr Oncol 1996; 27:540–6. [CrossRef] 

4. Hadjigeorgi C, Parpounas C, Zarmakoupis P, Lafoyianni 

S. Eosinophilic granuloma of the temporal bone: radiological 

approach in the pediatric patient. Pediatr Radiol 

1990; 20:546-9. [CrossRef] 

5. Howarth DM, Gilchrist GS, Mullan BP, Wiseman GA, 

Edmonson JH, Schomberg PJ. Langerhans cell histiocytosis: 

diagnosis, natural history, management, and outcome. 

Cancer 1999; 85:2278–90. [CrossRef] 

6. Basset F, Corrin B, Spencer H, Lacronique J, Roth C, Soler 

P, et al. Pulmonary histiocytosis X. Am Rev Respir Dis 

1978; 118:811–20. 

7. Watanabe R, Tatsumi K, Hashimoto S, Tamakoshi A, Kuriyama 

T. Clinico-epidemiological features of pulmonary 

histiocytosis X. Intern Med 2001; 40:998–1003. [Cross- 

Ref] 

8. Tazi A. Adult pulmonary Langerhans' cell histiocytosis. Eur 

Respir J 2006; 27:1272-85. [CrossRef] 

9. Colby TV, Lombard C. Histiocytosis X in the lung. 

HumPathol 1983; 14:847–56. [CrossRef] 

10. Kumar N, Sayed S, Vinayak S. Diagnosis of Langerhans 

cell histiocytosis on fine needle aspiration cytology: a 

case report and review of the cytology literature. 

Patholog Res Int 2011; 20:439518. [CrossRef] 

11. Von Essen S, West W, Sitorius M, Rennard SI. Complete 

resolution of roentgenographic changes in a patient with 

pulmonary histiocytosis X. Chest 1990; 98:765–7. 

[CrossRef] 

12. Mogulkoc N, Veral A, Bishop PW, Bayindir U, Pickering 

CA, Egan JJ. Pulmonary Langerhans’ cell histiocytosis: 

radiologic resolution following smoking cessation. Chest 

1999; 115:1452–5. 

13. Kömürcüoğlu B, Yalnız E, Büyükşirin M, Yuncu G, 

Çelikten E, Yücel N. Spontan regresyon izlenen pulmoner 

eozinofilik granüloma. Solunum 2004; 6:84-8. 

14. Tazi A, Montcelly L, Bergeron A, Valeyre D, Battesti JP, 

Hance AJ. Relapsing nodular lesions in the course of 

adult pulmonary Langerhans cell histiocytosis. Am J Respir 

Crit Care Med 1998; 157:2007–10. [CrossRef] 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

İpek Özmen, 1 Hamza Ogun, 1 Elif Yıldırım, 1 Aslıhan Ak, 1 Haluk C. Çalışır 2 


Pulmonary alveolar microlithiasis (PAM) is a rare lung 

disease characterized by the deposition of calcium in 

the alveolar spaces and bilateral diffuse micronodular 

‘‘sandstorm’’ radiographic pattern. The current 

report presents the case of a 48-year-old woman with 

pulmonary alveolar microlithiasis. The patient presented 

with exertional dyspnea for the past five years. 

The physical examination was within normal limits 

and respiratory sounds were normal. The chest x-ray 

revealed a bilateral diffuse micronodular pattern in 

the middle and the lower areas of both lungs. On the 

parenchymal window of thorax computed tomography 

(CT), bilateral diffuse widespread millimetric 

calcified nodules that were more prominent in the 

lower lobes were observed. Whole body bone scintigraphy 

with technetium-99m revealed bilateral, diffuse, 

heterogeneous, increased uptake in the pulmonary 

parenchyma. Regarding the current special radiological 

findings, further invasive diagnostic examination 

was not performed, the patient was diagnosed with 

PAM and continues to be followed-up on without 

treatment. 

Key words: Bone scintigraphy, calcification, dyspnea, 

millimetric nodules, pulmonary alveolar microlithiasis. 

1 Clinic of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Disease and 

Thoracic Surgery Teaching and Research Hospital, İstanbul, 

Turkey 

2 Clinic of Chest Diseases, Acıbadem University, Atakent 

Hospital, İstanbul, Turkey 

Pulmoner alveoler mikrolitiyazis (PAM) alveollerde 

kalsiyum birikmesi ile karakterize nadir görülen bir 

akciğer hastalığıdır. Her iki akciğerde yaygın simetrik 

mikronodüler radyolojik patern mevcuttur. Bu yazıda 

48 yaşında PAM tanısı alan bayan hasta sunulmuştur. 

Hasta 5 yıldır eforla gelişen nefes darlığı ile başvurdu. 

Fizik muayene ve solunum sesleri normaldi. Akciğer 

grafisinde orta ve alt alanlarda bilateral yaygın mikronodüler 

patern saptandı. Bilgisayarlı toraks tomografisinde 

parankim penceresinde bilateral alt loblarda 

daha belirgin olmak üzere yaygın milimetrik kalsifiye 

nodüller izlenmekteydi. Teknesyum-99m ile yapılan 

tüm vücut kemik sintigrafisinde her iki hemitoraksta 

yumuşak doku alanlarında heterojen tarzda diffüz 

artmış aktivite tutulumu saptandı. Mevcut radyolojik 

bulguların uyumlu olması ile ileri girişimsel tetkik 

yapılmadı, hasta PAM tanısı ile tedavisiz takibe alındı. 

Anahtar Sözcükler: Dispne, kalsifikasyon, kemik sintigrafisi, 

milimetrik nodüller, pulmoner alveoler mikrolitiyazis. 

1 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim 

ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 

2 Acıbadem Üniversitesi, Atakent Hastanesi, Göğüs Hastalıkları 

Kliniği, İstanbul 


Correspondence (İletişim): İpek Özmen, Clinic of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Disease and Thoracic Surgery Teaching and 

Research Hospital, İstanbul, Turkey 

e-mail: ozmenipek@yahoo.com 

97


Pulmonary alveolar microlithiasis (PAM) is a rare lung 

disease with unknown etiology and characterized by accumulation 

of calcium and phosphate crystals in alveoli. 

The disease was first described by Friedrich in 1856 and 

then by Harbitz in 1918 and called “pulmonary alveolar 

microlithiasis” by Puhr in 1933 (1-3). 

Radiological findings from the posteroanterior chest x-ray 

are bilateral diffuse symmetric micronodular patterns 

resembling a “sandstorm”. Most cases have been reported 

from Turkey, followed by Italy and the United States, 

respectively. In general, PAM can be discovered in any 

age of patient, but usually remains asymptomatic until the 

fourth decade (4). 

The current article presents the case of a 48-year-old 

woman with shortness of breath, and typical radiological 

findings for PAM are presented. 

was not performed; the patient continues with follow-up 

without treatment. 

CASE 

A 48-year-old female patient presented with exertional 

dyspnea for the past five years that began to increase 

over the last three months. There was no history of smoking 

or environmental exposure. On physical examination, 

the patient's vital signs were within normal limits, has no 

cyanosis or clubbing of the fingers, respiratory sounds 

were natural, and there was no remarkable pathological 

findings on the other systems. Routine complete blood 

count and biochemical parameters were also normal. 

Radiological evaluation of the chest x-ray revealed bilateral 

symmetrical micronodular alveolar opacities obscuring 

cardiac and diaphragmatic shadows (Figure 1). In 

parenchymal window of the thorax computed tomography 

(CT), bilateral diffuse widespread millimetric nodules 

more prominent in the lower lobes were observed (Figure 

2). 

Arterial blood gases in room air were PCO 2: 36 mmHg, 

PO 2: 69 mmHg; pulmonary function tests were: FEV1: 

1.75 L (82%), FVC: 2.25 L (90%), FEV1/ FVC: 97%, and 

TLCO 93%. The six minute walking test, the patient 

walked 390m without desaturation. 

Sputum smears were negative for acid-fast bacilli, there 

was no hemoptysis or history of any exposure for pneumoconiosis. 

Regarding the current radiological findings, 

PAM was considered; whole body bone scintigraphy with 

technetium-99m revealed bilateral, diffuse, heterogeneous, 

increased uptake in the pulmonary parenchyma 

(Figure 3). 

The abdominal ultrasound examination revealed an 

18mm gallstone. Further invasive diagnostic examination 

Figure 1: PA chest x-ray of the patient showing bilateral symmetrical 

micronodular alveolar opacities obscuring cardiac and diaphragmatic 

shadows 

Figure 2: Thorax CT sections of the patient demonstrating bilateral 

parenchymal micronodular opacities, ground-glass appearance, and 

mediastinal pleural calcifications. Opacities are predominantly located in 

the lower lung regions 

DISCUSSION 

PAM is a disease that is incompatible with clinical presentation 

and radiological findings. Despite extensive radiological 

patterns, symptoms are usually less common. The 

current case was admitted to a health institution for the 

first time, although shortness of breath had been present 

for five years. Shortness of breath on exertion, cough, and 

chest pain are reported as the most common symptoms in 

PAM. Sputum, hemoptysis, and when alveolar gas exchange 

begin to deteriorate, hypoxia, cor pulmonale, 

and respiratory failure in the later stages of the disease 

can be encountered (5,6). 


Pulmonary Alveolar Microlithiasis | Özmen et al. 

Figure 3: Whole body bone scintigraphy with technetium-99m revealed 

bilateral, diffuse, heterogeneous, increased uptake in the pulmonary 

parenchyma 

Routine chest x-ray typically shows bilateral ill-defined 

micronodular patterns, predominantly on the bases (7). 

PAM is one of the disorders with diagnostic features in 

radiological images. Chest radiography is especially 

pathognomonic in familial cases; however, the clinical 

presentation of the disease is often incompatible with the 

intensity of the lesions on the chest radiograph. Bone 

scintigraphy with Tc-99m shows diffuse uptake in both 

lungs due to the deposition of calcium phosphate in the 

alveoli (8). Radiological findings are often sufficient for 

the diagnosis of the disease; however, transbronchial 

biopsy, bronchoalveolar lavage, or open lung biopsy may 

sometimes be necessary (5,8). In the light of radiological 

findings reflecting the typical characteristics of PAM, 

widespread millimetric nodules on thorax CT, or bone 

scintigraphy demonstrating the disease-specific findings, 

invasive procedures was not performed in the current 

case. 

An interstitial pattern can also be present in PAM. High 

resolution computed tomographic (HRCT) findings of 

PAM are similar to interstitial lung diseases in varying 

degrees; micronodules, parenchymal bands, ground 

glass opacity, subpleural interstitial thickening, interlobular 

septal thickening, paraseptal emphysema, centrilobular 

emphysema, bronchiectasis, peribronchovascular 

interstitial thickening, panacinar emphysema, pleural 

calcification. Deniz et al. (8) suggests that the degree of 

parenchymal alterations is also closely related to the 

degree of pulmonary function loss in patients with PAM. 

Mariotta et al. (9) reported an analysis of 576 cases published 

in literature, and the origins of the cases were 

mainly reported from Europe (42.7%) and Asia (40.6%). 

The gender predominance around the world is not known, 

but male predominance was reported from Turkey (4). 

Similar radiological findings may be seen in miliary tuberculosis, 

pneumoconiosis, pulmonary hemosiderosis or 

sarcoidosis. Pulmonary tuberculosis or sarcoidosis was 

misdiagnosed in 88 cases of the 576 (9). 

The disease can also be sporadic or familial (9,10). As 

familial transmission of PAM is also reported in nearly 

one-third of the cases, the current patient's family was 

also screened with chest x-ray. There was no radiological 

evidence for PAM in the family. 

Macroscopic evaluation of lung quite hard and heavy 

due to calcific micronodules in PAM. Histopathologically, 

round calcified structures of 250–750 μm diameters is 

observed (6). 

To date, corticosteroids, chelating agents, mechanical 

ventilation during the end stages of the disease, and 

bronchoalveolar lavage has been applied for the treatment 

of PAM, but achieved no significant benefit (11). 

Recently, lung transplantation for selected cases is promising 

(12,13). 

As a result, PAM is a rare disease with characteristic radiological 

features and has no specific treatment. Innovations 

are required for the diagnosis and treatment of this 

rare disease. 






Concept - İ.Ö., H.O., E.Y., A.A., H.C.Ç.; Planning and 

Design - İ.Ö., H.O., E.Y., A.A., H.C.Ç.; Supervision - 

İ.Ö., H.O., E.Y., A.A., H.C.Ç.; Funding - E.Y., A.A., 

H.O.; Materials - A.A., H.O.; Data Collection and/or 

Processing - H.O., A.A.; Analysis and/or Interpretation - 

İ.Ö., H.C.Ç.; Literature Review - İ.Ö., E.Y.; Writing - İ.Ö., 

H.O., H.C.Ç.; Critical Review - H.C.Ç. 


Fikir - İ.Ö., H.O., E.Y., A.A., H.C.Ç.; Tasarım ve Dizayn - 

İ.Ö., H.O., E.Y., A.A., H.C.Ç.; Denetleme - İ.Ö., H.O., 

E.Y., A.A., H.C.Ç.; Kaynaklar - E.Y., A.A., H.O.; Malzemeler 

- A.A., H.O.; Veri Toplama ve/veya İşleme - H.O., 

A.A.; Analiz ve/veya Yorum - İ.Ö., H.C.Ç.; Literatür Taraması 

- İ.Ö., E.Y.; Yazıyı Yazan - İ.Ö., H.O., H.C.Ç.; 

Eleştirel İnceleme - H.C.Ç. 

REFERENCES 

1. Friedrich N. Corpora amylacea in den Lungen. Arch 

Pathol Anat 1856; 9:613–8. [CrossRef] 

2. Harbitz F. Extensive calcifications of the lungs as distinct 

disease. Arch Intern Med 1918; 21:139–46. [CrossRef] 

3. Puhr L. Microlithiasis alveolarus pulmonum. Virchows 

Arch 1933; 290:156-60. 

4. Ucan ES, Keyf AI, Aydilek R, Yalcin Z, Sebit S, Kudu M, et 

al. Pulmonary alveolar microlithiasis: review of Turkish 

reports. Thorax 1993; 48:171-3. [CrossRef] 

5. Castellana G, Lamorgese V. Pulmonary alveolar microlithiasis: 

World cases and review of the literature. Respiration 

2003; 70:549-55. 

6. Deniz O. Pulmonary alveolar microlithiasis. Tuberk Toraks 

2005; 53:293-8. 

7. Wang BM, Stern EJ, Schmidt RA, Pierson DJ. Diagnosing 

pulmonary alveolar proteinosis. A review and an update. 

Chest 1997; 111:460-6. [CrossRef] 

8. Deniz O, Ors F, Tozkoparan E, Ozcan A, Gumus S, Bozlar 

U, et al. High resolution computed tomographic features 

of pulmonary alveolar microlithiasis. Eur J Radiol 

2005; 55:452-60. [CrossRef] 

9. Mariotta S, Ricci A, Papale M, De Clementi F, Sposato B, 

Guidi L, et al. Pulmonary alveolar microlithiasis: report 

on 576 cases published in the literature. Sarcoidosis Vasc 

Diffuse Lung Dis 2004; 21:173-81. 

10. Jankovic S, Pavlov N, Ivkosic A, Erceg I, Glavina-Durdov 

M, Tocilj J, et al. Pulmonary alveolar microlithiasis in 

childhood: clinical and radiological follow-up. Pediatric 

Pulmonol 2002; 34:384-7. [CrossRef] 

11. Göcmen A, Toppare MF, Kiper N, Büyükpamukcu N. 

Treatment of pulmonary alveolar microlithiasis with a diphosphonate-preliminary 

results of a case. Respiration 

1992; 59:250-2. 

12. Edelman JD, Bavaria J, Kaiser LR, Litzky LA, Palevsky HI, 

Kotloff RM. Bilateral sequential lung transplantation for 

pulmonary alveolar microlithiasis. Chest 1997; 

112:1140-4. [CrossRef] 

13. Shigemura N, Bermudez C, Hattler BG, Johnson B, Crespo 

M, Pilewski J, et al. Lung transplantation for pulmonary 

alveolar microlithiasis. J Thorac Cardiovasc Surg 

2010; 139:,e50-2. [CrossRef] 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Mehmet Bayram 1 , İsa Döngel 2 , Muhammed Emin Akkoyunlu 1 , Levent Kart 1 


Plastic bronchitis is a rare disease characterized by 

chronic cough, dyspnea, airway obstruction, and 

expectorating rubber-like secretions. This entity is 

mostly seen in children predominantly in association 

with an underlying congenital heart disease. We 

present an adult case who was treated for asthma for 

two years and finally diagnosed with plastic bronchitis 

via bronchoscopy. 

Key words: Bronchoscopy, dyspnea, chronic cough, 

plastic bronchitis. 

Plastic bronchitis is a rare condition in which 

rubber-like airway casts develop in the 

tracheobronchial tree causing dyspnea and 

cough (1). These casts can be seen in bronchoscopy 

or may be expectorated spontaneously. 

The most common symptoms are progressive 

Plastik bronşit kronik öksürük, dispne hava yolu obstrüksiyonu 

ve lastik kıvamında sekresyon ekspektorasyonu 

ile karakterize nadir bir hastalıktır. Bu antite 

sıklıkla siyanotik konjenital kalp hastalığı olan çocuklarda 

görülmektedir. Bu yazıda 2 yıldır astım tanısı ile 

tedavi gören ve bronkoskopi ile plastik bronşit tanısı 

konulan erişkin hastayı sunmaktayız. 

Anahtar Sözcükler: Bronkoskopi, dispne, kronik 

öksürük, plastik bronşit. 

dyspnea and nonproductive chronic cough. Nonspecific 

symptoms lead often to delayed diagnosis 

and unnecessary treatments (1,2). In this case 

report, we present a patient with plastic bronchitis 

who had been diagnosed and treated for asthma. 

1 Department of Chest Diseases, Bezmialem Vakıf University 

Faculty of Medicine, İstanbul, Turkey 

2 Department of Chest Surgery, Süleyman Demirel University 

Faculty of Medicine, Isparta, Turkey 

1 Bezmialem Vakıf Üniversitesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim 

Dalı, İstanbul 

2 Süleyman Demirel Üniversitesi, Göğüs Cerrahisi Anabilim 

Dalı, Isparta 


Correspondence (İletişim): Mehmet Bayram, Department of Chest Diseases, Bezmialem Vakıf University Faculty of Medicine, 

İstanbul, Turkey 

e-mail: drmehmetbayram@yahoo.com 

101


CASE 

A 56-year-old woman, who was treated for asthma for 

two years, was admitted with progressive cough and 

dyspnea for three months. She did not describe any allergies 

or other chronic diseases. She was a non-smoker 

and had no family history of lung disease. She was a 

house wife and was never employed. She was receiving 

inhaled salmeterol/fluticasone combination for asthma. 

She stated that her cough and dyspnea episodes dissolve 

whenever she expectorates tough, thread-like sputum. 

She was not hospitalized for any reason within last two 

years. On physical examination, her body temperature 

was 36.8 °C and respiratory rate was 18 breaths/min. 

There were inspiratory crackles on the bases of the both 

lungs on auscultation. Heart rate and sounds were normal. 

The examination of other systems was unremarkable. 

Her oxygen saturation was 95% on ambient air. 

episodes were diminished. Steroid treatment was continued 

for one month with tapered doses. N- acetylcysteine 

was added to her asthma medications. She is still in control 

with no complaints. 

Figure 2: Patient expectorated large cast along bronchial tree one hour 

following bronchoscopy 241x181mm (300 x 300 DPI) 

Figure 1: Tiny ground glass opacities were seen on both bases of the 

lungs at thorax computed tomography 182x166mm (96 x 96 DPI) 

White blood cell count was 8100/mm 3 and C-reactive 

protein was 0.8 mg/dl. Other laboratory test results were 

normal. Pulmonary function tests were as follows: FEV1: 

82% of predicted, FVC: 83% of predicted, FEV1/FVC 

ratio 84%, and PEF: 95% of predicted. Tiny ground glass 

opacities were detected on both bases of the lungs on 

computed tomography (Figure 1). A pale, tan, highly 

viscous material filling the right middle lobe was seen on 

the bronchoscopy. Because of the fragility of the material, 

it was impossible to remove. The patient expectorated the 

material spontaneously one hour later (Figure 2). The 

material was spongy and consisted of irregular branches 

resembling the bronchial tree. Microscopic examination 

revealed fibrinous, mucoid, and hypocellular material. 

Microbiologic evaluations were non-diagnostic and no 

growth was present on cultures. She was started on systemic 

steroids and N-acetylcysteine treatment. Cough 

DISCUSSION 

Chronic cough is a common and frequently debilitating 

symptom that is often viewed as an intractable problem 

(3). There are numerous factors provoking chronic cough. 

The most common reasons are follows: asthma, esophageal 

disease, rhinitis, chronic bronchitis and idiopathy (3). 

Plastic bronchitis, also known as fibrinous bronchitis or 

pseudomembranous bronchitis, is of unknown etiology, 

which is a rare reason for chronic cough. The bronchial 

casts, which develop acutely and recurrently, may take 

the form of the tracheobronchial tree and cause airway 

obstruction. The casts can be of variable sizes. Seear et al. 

(2) proposed a classification for the casts; inflammatory 

casts, and acellular casts. An inflammatory cast is composed 

of fibrin, eosinophils, and little mucin, and mostly 

seen in patients with underlying lung diseases like asthma 

and cystic fibrosis. However, acellular casts are mostly 

composed of mucin and little fibrin and no eosinophilic 

infiltrate. The patient was diagnosed with asthma and 

treated for two years but the patient’s bronchial cast’s 

pathologic examination revealed an acellular cast. In the 

literature, plastic bronchitis has been associated with 

numerous illnesses such as asthma, cystic fibrosis, congenital 

heart diseases, pneumonia, allergic bronchopulmonary 

aspergillosis (ABPA), bronchiectasis, and sickle 

cell acute chest syndrome (4-7). Plastic bronchitis is rare 

and the prevalence is, therefore, unknown but probably 

under diagnosed (7). Plastic bronchitis affects patients of 

all age groups, with the suggestion of a female predomi- 


A Rare Cause of Chronic Cough: Plastic Bronchitis | Bayram et al. 

nance (7). Due to nonspecific symptoms, a high index of 

suspicion is necessary to diagnose the disease. Chest x- 

ray is not diagnostic. Obstructive emphysema, pneumonia, 

and atelectasis may develop due to bronchial casts. 

Primarily bronchoscopy or spontaneous expectoration of 

the bronchial cast results in diagnoses. The treatment 

strategies in the literature depend on personal experiences 

due to inexistence of clinical trials. Recommended 

therapies are mostly supportive care, bronchoscopy, steroids, 

and treatment of underlying diseases. Support, via 

bronchoscopy or mucolytic agents, designed to remove 

or facilitate the expectoration of bronchial casts may have 

a role in the treatment. Saracoglu et al. (8) treated young 

plastic bronchitis patients with aerolised hyaluronidase in 

to addition corticosteroids in 1960. Aerosolized N- 

acetylcysteine can reduce viscosity by breaking disulfide 

bonds (2,4,5). Özer et al. (9) reported the success of 

intrabronchial lavage with N-acetylcysteine. The current 

patient was treated oral steroid and N-acetylcysteine and 

after one month of treatment, the complaints resolved. 

In conclusion, plastic bronchitis should be taken into 

consideration in patients with progressive dyspnea and/or 

chronic cough. 




Concept - M.B., İ.D., M.A., L.K.; Planning and Design - 

M.B., İ.D., M.A., L.K.; Supervision - M.B., İ.D., M.A., L.K.; 

Funding - M.B.; Data Collection and/or Processing - 

M.B., İ.D., M.A., L.K.; Analysis and/or Interpretation - 

M.B., İ.D., M.A., L.K.; Literature Review - M.B.; Writing - 

M.B., İ.D., M.A., L.K.; Critical Review - M.B., L.K. 


Fikir - M.B., İ.D., M.A., L.K.; Tasarım ve Dizayn - M.B., 

İ.D., M.A., L.K.; Denetleme - M.B., İ.D., M.A., L.K.; Kaynaklar 

- M.B.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.B., İ.D., 

M.A., L.K.; Analiz ve/veya Yorum - M.B., İ.D., M.A., L.K.; 

Literatür Taraması - M.B.; Yazıyı Yazan - M.B., İ.D., M.A., 

L.K.; Eleştirel İnceleme - M.B., L.K. 

REFERENCES 

1. Sleigh Johnson R, Sita-Lumsden EG. Plastic Bronchitis. 

Thorax 1960; 15:325-32. [CrossRef] 

2. Seear M, Hui H, Magee F, Bohn D, Cutz E. Bronchial 

casts in children: a proposed classification based on nine 

cases and a review of the literature. Am J Respir Crit 

Care Med 1997; 155:364-70. [CrossRef] 

3. Morice AH, Fontana GA, Sovijarvi AR, Pistolesi M, 

Chung KF, Widdicombe J, et al. The diagnosis and management 

of chronic cough. Eur Respir J 2004; 24:481- 

92. [CrossRef] 

4. Brogan TV, Finn LS, Pyskaty DJ Jr, Redding GJ, Ricker D, 

Inglis A, et al. Plastic bronchitis in children: a case series 

and review of the medical literature. Pediatr Pulmonol 

2002; 34:482–7. [CrossRef] 

5. Noizet O, Leclerc F, Leteurtre S, Brichet A, Pouessel G, 

Dorkenoo A, et al. Plastic bronchitis mimicking foreign 

body aspiration that needs a specific diagnostic procedure. 

Intensive Care Med 2003; 29:329–31. 

6. Madsen P, Shah SA, Rubin BK. Plastic bronchitis: new 

insights and a classification scheme. Paediatr Respir Rev 

2005; 6:292–300. [CrossRef] 

7. Eberlein MH, Drummond MB, Haponik EF. Plastic bronchitis: 

a management challenge. Am J Med Sci 2008; 

335:163-9. [CrossRef] 

8. Saracoglu K. A case of fibrinous bronchitis. Br Med J 

1960; 1:1548. [CrossRef] 

9. Özer E, Pampal HK, Bulut Ş, Numanoğlu N. Bir Plastik 

(Fibrinöz) Bronşit Olgusu. Ankara Üniversitesi Tıp Fakültesi 

Mecmuası 2009; 62:131-4. [CrossRef] 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Cumhur Murat Tulay, Mert Aygün 


Bilateral spontaneous pneumothorax is an extremely 

rare condition. The current study presents a primary 

synchronized bilateral spontaneous pneumothorax 

patient who was operated on by VATS in a semiseated 

position with single lumen intubation and 

bilaterally, simultaneously. 

Key words: Pneumothorax, VATS, chest pain, semi - 

sitting position. 

Bilateral spontaneous pneumothorax is an 

extremely rare clinical condition representing 

approximately only 1% of all cases of 

spontaneous pneumothorax (1,2). Spontaneous 

pneumothorax that occurs in patients with no 

underlying lung disease is termed primary 

spontaneous pneumothorax (PSP), while 

secondary spontaneous pneumothorax refers to 

those that develop in the presence of an 

Bilateral spontan pnömotoraks çok nadir rastlanılan 

bir durumdur. Biz burada aynı seansta yarı oturur 

pozisyonda tek lümen entübasyon VATS ile opere 

ettiğimiz primer senkronize bilateral spontan pnömotoraks 

hastamızı sunmak istedik. 

Anahtar Sözcükler: Pnömotoraks, VATS, göğüs ağrısı, 

yarı oturur pozisyon. 

underlying lung disease. Despite the absence of 

underlying pulmonary disease in patients with 

primary spontaneous pneumothorax, subpleural 

blebs, and bullae are likely to play a role in the 

pathogenesis. The current study presents a primary 

synchronized spontaneous pneumothorax 

patient who was operated by VATS in a semiseated 

position with single lumen intubation and 

bilaterally, simultaneously. 

Clinic of Thoracic Surgery, Şanlıurfa Mehmet Akif İnan 

Education and Research Hospital, Şanlıurfa, Turkey 

Şanlıurfa Mehmet Akif İnan Eğitim ve Araştırma Hastanesi, 

Göğüs Cerrahisi Kliniği, Şanlıurfa 


Correspondence (İletişim): Cumhur Murat Tulay, Clinic of Thoracic Surgery, Şanlıurfa Mehmet Akif İnan Education and Research 

Hospital, Şanlıurfa, Turkey 

e-mail: cumhurtulay@hotmail.com 

104


CASE 

A 16-year-old boy presented to the emergency department 

with a chief complaint of bilateral chest pain and 

shortness of breath. His symptoms suddenly began two 

days prior, without any history of trauma. The patient did 

not smoke. He had no past medical or surgical history. 

His heart rate was 130 beats per minute, blood pressure 

of 115/75 mmHg, respiratory rate was 20 breaths per 

minutes, and peripheral oxygen saturation was 97% with 

room air. Decreased breath sounds were auscultated 

bilaterally. Chest radiograph and thorax tomography 

were obtained. Bilateral pneumothorax was indicated 

(Figure 1 and 2). Bilateral chest tubes were applied and 

the patient was taken to the thoracic surgery service. 

Prolonged air leakage was determined on the right side 

on the sixth day. The decision was made to operate on 

the patient bilaterally due to bilateral pneumothorax simultaneously 

and prolonged air-leakage at one side. Single 

endotracheal intubation with low volume-high frequency 

ventilation and three-port VATS technique with 

semi-seated position were applied bilaterally. Bullae were 

bilaterally detected and excised using endoscopic linear 

stapler. Apical pleurectomy was performed. The patient 

was discharged from hospital on the third day following 

the operation. Recurrence was been observed six months 

after operation. 

are to provide complete lung expansion and to prevent 

recurrence. The researchers of the current study believe 

that surgery could be the best way to prevent recurrence. 

Sternotomy, bilateral thoracotomy, or videothoracoscopic 

surgery could be conducted for synchronized bilateral 

spontaneous pneumothorax (4). In our opinion, VATS 

should be used for early recovery and discharge from the 

hospital with less pain. Double lumen intubation is mostly 

performed for VATS, but in the current case, we used 

simple endotracheal intubation with low volume-high 

frequency ventilation. Furthermore, we performed surgery 

in the semi-seated position. In this way, it was not necessary 

to turn the patient side to side. The operation time 

was shortened in this way. 

Figure 2: Thorax tomography of bilateral pneumothorax 

Bilateral spontaneous pneumothorax could result from 

sarcoidosis, lymphangioleiomyomatosis, Marfan’s syndrome, 

metastasis, tuberculosis, and mesothelioma (5-8). 

For this reason, systemic physical examination should be 

conducted on these patients. In the current patient, no 

systemic diseases were observed, emphysematous changes 

were reported pathologically. 

In conclusion, the bilateral VATS approach in the semiseated 

position can be done safely in selected patients 

with bilateral spontaneous pneumothorax. The procedure 

is well tolerated. This technique avoided the need for 

subsequent operations. 

Figure 1: Chest X-Ray shows bilateral pneumothorax 

DISCUSSION 

The recurrence rate for the primary spontaneous pneumothorax 

ranges from 7.6% to 52% and secondary spontaneous 

pneumothorax ranges from 22.7% to 47%, most 

occurring between six months to two years after the first 

episode (3). The main goals of pneumothorax treatment 




Concept - C.M.T., M.A.; Planning and Design - C.M.T., 

M.A.; Supervision - C.M.T., M.A.; Funding - C.M.T., 

M.A.; Materials - C.M.T., M.A.; Data Collection and/or 

Processing - C.M.T., M.A.; Analysis and/or Interpretation 


VATS for Bilateral Syncronized Spontaneous Pneumothorax | Tulay et al. 

- C.M.T., M.A.; Literature Review - C.M.T., M.A.; Writing 

- C.M.T., M.A.; Critical Review - C.M.T., M.A. 


Fikir - C.M.T., M.A.; Tasarım ve Dizayn - C.M.T., M.A.; 

Denetleme - C.M.T., M.A.; Kaynaklar - C.M.T., M.A.; 

Malzemeler - C.M.T., M.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme 

- C.M.T., M.A.; Analiz ve/veya Yorum - C.M.T., M.A.; 

Literatür Taraması - C.M.T., M.A.; Yazıyı Yazan - C.M.T., 

M.A.; Eleştirel İnceleme - C.M.T., M.A. 

REFERENCES 

1. Wang H, Nugent WC. Cough-induced bilateral spontaneous 

pneumothorax. Ann Thorac Surg 2010; 90:1363– 

5. [CrossRef] 

2. Lee SC, Cheng YL, Huang CW, Tzao C, Hsu HH, Chang 

H. Simultaneous bilateral primary spontaneous pneumothorax. 

Respirology 2008; 13:145–8. [CrossRef] 

3. Tulay CM, Özsoy İE. Spontaneous pneumothorax recurrence 

and surgery. Indian J Surg 2014 (In press, Online 

30 Jan 2013). [CrossRef] 

4. Ayed AK. Bilateral video-assisted thoracoscopic surgery 

for bilateral spontaneous pneumothorax. Chest 2002; 

122:2234–7. 

5. Ross RJ, Empey DW. Bilateral spontaneous pneumothorax 

in sarcoidosis. Postgrad Med J 1983; 59:106-7. 

[CrossRef] 

6. Berkman N, Bloom A, Cohen P, Deviri E, Bar-Ziv Y, 

Shimon D, Kramer MR. Bilateral spontaneous pneumothorax 

as the presenting feature in lymphangioleiomyomatosis. 

Respir Med 1995; 89:381-3. [CrossRef] 

7. Gawkrodger DJ. Marfan's syndrome presenting as bilateral 

spontaneous pneumothorax. Postgrad Med J 1981; 

57:240-1. [CrossRef] 

8. Sayar A, Turna A, Metin M, Küçükyağcı N, Solak O, 

Gürses A. Simultaneous bilateral spontaneous pneumothorax 

report of 12 cases and review of the literature. Acta 

Chir Belg 2004; 104: 572-6. 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Cumhur Murat Tulay 1 , Ahmet Ceylan 2 


Respiratory failure and hemodynamic instability are 

responsible for up to 80% of the obstetric admissions 

to the intensive care unit. We report an unusual case 

of a multigravida with ruptured pulmonary hydatid 

cyst that mimics tension hydropneumothorax. 

Key words: Hydatid cyst at pregnancy, tension hydropneumothorax, 

obstetric emergency. 

Hydatid disease in pregnancy is a rare condition, 

with and incidence of 1/20,000 to 1/30,000 

deliveries (1,2). In late pregnancy, it carries the 

risk of enlargement with subsequent rupture and 

anaphylactic shock (3). Respiratory failure and 

Solunum yetmezliği ve hemodinamik anstabilite, 

obstetrik yoğun bakım yatışlarının %80’ninden sorumludur. 

Biz burada çok nadir karşılaşılan multigravid 

hastada hamileliğin geç döneminde tansiyon hidropnömotoraksı 

taklit eden rüptüre akciğer kist hidatiği 

sunduk. 

Anahtar Sözcükler: Hamilelikte hidatik kist, tansiyon 

hidropnömotoraks, obstetrik acil. 

hemodynamic instability are responsible for up to 

80% of the obstetric admissions to the intensive 

care unit (4). We report an unusual case of a 

multigravida with ruptured pulmonary hydatid 

cyst that mimics tension hydropneumothorax. 

1 Clinic of Thoracic Surgery, Şanlıurfa Mehmet Akif İnan Education 

and Research Hospital, Şanlıurfa, Turkey 

2 Clinic of Emergency Medicine, Şanlıurfa Mehmet Akif İnan 

Education and Research Hospital, Şanlıurfa, Turkey 

1 Şanlıurfa Mehmet Akif İnan Eğitim ve Araştırma Hastanesi, 

Göğüs Cerrahi Kliniği, Şanlıurfa 

2 Şanlıurfa Mehmet Akif İnan Eğitim ve Araştırma Hastanesi, 

Acil Kliniği, Şanlıurfa 


Correspondence (İletişim): Cumhur Murat Tulay, Clinic of Thoracic Surgery, Şanlıurfa Mehmet Akif İnan Education and Research 

Hospital, Şanlıurfa, Turkey 

e-mail: cumhurtulay@hotmail.com 

107


CASE 

A 21-year-old patient with multigravida, at 34 weeks of 

gestation, presented with syncope, vomiting, and respiratory 

failure. She explained that the symptoms had been 

present for ten days. She had gone to some medical 

centers, but the doctors diagnosed her symptoms as being 

related to the last trimester of pregnancy. There was 

not any thoracic imaging up to now. The patient’s physical 

examination revealed severe respiratory distress with a 

respiratory rate of 35 breaths/min, tachycardia of 160- 

183/min, fever of 38.0 °C, blood pressure of 90/60 

mmHg, and no breath sounds at the left hemithorax. 

Oxygen saturation was 90% with a facemask at 10 L/min. 

The chest x-ray that was taken on presentation to the 

referring hospital revealed a high air-fluid level, which 

was surrounded by a thick membrane in the left hemithorax 

with the sliding of the trachea and heart to the 

right hemithorax, which mimics tension hydropneumothorax 

(Figure 1). Thoracentesis was carefully conducted to 

exclude hydropneumothorax, and neither fluid nor air was 

aspirated from the left hemithorax. A decision was made 

to proceed with a caesarian section, followed by left thoracotomy 

to save both the mother and the baby. Informed 

consent was obtained from patient. Following the caesarian 

section, a left thoracotomy was performed. A destroyed 

left lower lobe and huge ruptured hydatid cyst 

were detected. A left lower lobectomy was performed. 

The baby was sent to another hospital for admission to 

the pediatric intensive care unit. The mother was discharged 

from the hospital nine days after surgery without 

any complications. 

DISCUSSION 

A hydatid cyst is a kind of parasitosis, which affects mostly 

liver and/or lungs. It can cause different symptoms or be 

found incidentally. Cough, hemoptysis, and chest pain 

are the most common symptoms of hydatid cyst of the 

lung (5). There are very few cases about pregnancy and 

coexistence with hydatid cyst in literature (1,2,5,7). In the 

current case, we determined a ruptured hydatid cyst of 

the lung in the late period of pregnancy with respiratory 

failure. 

Cysts may rupture spontaneously or more commonly 

precipitated by a sudden rise in intrapulmonary pressure 

(6). It may follow an increase in intraabdominal pressure 

as in pregnancy (7). 

Radiologically, an intact cyst typically presents as a round 

or oval homogenous density with sharp margins. In case 

of a ruptured cyst, the solid component may fall into the 

cavity (mass within a cavity) (8). The current case revealed 

a high air-fluid level in the left hemithorax with sliding of 

the trachea and heart to the right hemithorax. A solid 

component of the cyst was not seen on the chest X-ray 

and it could be confused with tension hydropneumothorax 

in emergency conditions. 

Pregnancy and pulmonary hydatidosis occurring together 

are very rare and there is no consensus on standard approach 

(7). The researchers of the current study believe 

that definitive management of ruptured pulmonary hydatid 

cyst is surgery. 

Ruptured pulmonary hydatid cyst should be considered in 

patients living in endemic areas with suggestive radiologic 

findings, especially during pregnancy. Doctors should be 

alert for the patients who live in endemic areas for hydatid 

cyst and receive a chest x-ray before planning pregnancy. 




Concept - C.M.T., A.C.; Planning and Design - C.M.T., 

A.C.; Supervision - C.M.T., A.C.; Funding - C.M.T., A.C.; 

Materials - C.M.T., A.C.; Data Collection and/or Processing 

- C.M.T., A.C.; Analysis and/or Interpretation - 

C.M.T., A.C.; Literature Review - C.M.T., A.C.; Writing - 

C.M.T., A.C.; Critical Review - C.M.T., A.C. 

Figure 1: Ruptured cystic structure with right side mediastinal deviation 


Fikir - C.M.T., A.C.; Tasarım ve Dizayn - C.M.T., A.C.; 

Denetleme - C.M.T., A.C.; Kaynaklar - C.M.T., A.C.; 


Ruptured Lung Hydatid Cyst in Late Pregnancy that Mimics Tension Hydropneumothorax | Tulay et al. 

Malzemeler - C.M.T., A.C.; Veri Toplama ve/veya İşleme 

- C.M.T., A.C.; Analiz ve/veya Yorum - C.M.T., A.C.; 

Literatür Taraması - C.M.T., A.C.; Yazıyı Yazan - C.M.T., 

A.C.; Eleştirel İnceleme - C.M.T., A.C. 

REFERENCES 

1. Fekih MA, Abed A, Chelli H, Khrouf M, Chelli M. Pelvic 

hydatid cyst and pregnancy. Four cases. J Gynecol Obstet 

Biol Reprod (Paris) 1992; 21:803-5. 

2. Golaszewski T, Susani M, Golaszewski S, Sliutz G, Bischof 

G, Auer H. A large hydatid cyst of the liver in pregnancy. 

Arch Gynecol Obstet 1995; 256:43-7. [CrossRef] 

3. Koul PA, Koul AN, Wahid A, Mir FA. CT in pulmonary 

hydatid disease: unusual appearances. Chest 2000; 

118:1645-7. [CrossRef] 

4. Campbell LA, Klocke RA. Implications for the pregnant 

patient. Am J Respir Crit Care Med 2001; 163:1051-4. 

[CrossRef] 

5. Tertemiz KC, Gökçen B, Önen A, Akkoçlu A. Gebelik ve 

kist hidatik. Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2008; 56:96-9. 

6. Morar R, Feldman C. Pulmonary echinococcosis. Eur 

Respir J 2003; 21:1069-77. [CrossRef] 

7. Ekim H, Ekim M. Echinococcal tension pneumothorax in 

a pregnant woman. Pak J Med Sci 2009; 25:159-61. 

8. Pedrosa I, Saiz A, Arrazola J, Ferreiros J, Pedrosa CS. 

Hydatid disease: radiologic and pathologic features and 

complications. Radiographics 2000; 20:795-817. 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Aziz Gümüş 1 , Servet Kayhan 1 , Halit Çınarka 1 , Ayşe Ertürk 2 , Asiye Yavuz 1 , Ünal Şahin 1 


Akciğer apsesi, piyojenik mikroorganizmaların doku 

nekrozuna yol açması sonucu akciğer parankiminde 

oluşan kaviter, düzgün sınırlı, lokalize ve süpüratif bir 

lezyondur. Radyolojik olarak hava-sıvı düzeyi gösteren 

kavite görünümü ile tanınır ve bu olguların %10- 

15’i antibiyotik tedavisine rağmen iyileşmemektedir. 

Girişimsel tedavi yöntemleri arasında transtorasik tüp 

drenajı, bronkoskopi veya bilgisayarlı tomografi eşliğinde 

aspirasyon ve cerrahi rezeksiyon bulunmaktadır. 

Burada diyabeti olan 70 yaşındaki bir kadın hastayı 

sunmaktayız. Hastanın sağ akciğer alt lobunda periferik 

yerleşimli bir apse saptandı. İlk olarak medikal 

tedavi yapıldı. Yanıt alınamaması üzerine ultrasonografi 

eşliğinde ince iğne aspirasyonu ile apse drenajı 

yapıldı. Yaptığımız literatür araştırmasında, ultrasonografi 

eşliğinde ince iğne aspirasyonuyla tam olarak 

iyileşen başka bir akciğer apsesi olgusuna rastlamadık. 

Sonuç olarak toraks duvarına komşu periferik 

akciğer apselerinin tedavisinde; kolay ulaşılabilirliği, 

ucuz bir yöntem olması ve radyasyon maruziyetine yol 

açmaması nedeniyle ultrasonografi eşliğinde transtorasik 

apse drenajı, ilk tercih olarak düşünülmelidir. 

Anahtar Sözcükler: Akciğer apsesi, ultrasonografi, 

ince iğne apirasyonu. 

Lung abscess is a well-circumscribed and localized 

suppurative lesion in the lung parenchyma as a result 

of pyogenic microorganisms, which usually leads to 

tissue necrosis and cavitation. The lung abscess radiologically 

appears as an air-fluid level and despite 

the antibiotic treatments, up to 10%-15% of these 

lesions do not heal. In these cases, drainage by the 

transthoracic catheters and aspiration by the guidance 

of bronchoscopy or computed tomography and 

surgical resection are the choices of treatment modalities. 

Herein, we report a 70-year-old female 

patient with diabetes mellitus. A lung abscess was 

detected in the right lower lobe with peripheral localization. 

The patient did not recover by medical therapy 

and the content of abscess was aspirated by ultrasonography 

guidance. No cases with lung abscess 

that was treated completely with the fine needle aspiration 

by the guidance of ultrasonography were 

found in the literature. As a result, we recommend 

that transthoracic drainage of peripheral lung abscesses 

by the guidance of ultrasonography should 

be considered as a first choice treatment modality 

with the advantages of being affordable, convenient, 

and with no exposure to radiation. 

Key words: Lung abscess, ultrasonography, fine needle 

aspiration. 

1 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs 

Hastalıkları Anabilim Dalı, Rize 

2 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi Tıp Fakültesi, Enfeksiyon 

Hastalıkları Anabilim Dalı, Rize 

1 Department of Pulmonary Diseases, Recep Tayyip Erdoğan 

University Faculty of Medicine, Rize, Turkey 

2 Department of Infectious Diseases, Recep Tayyip Erdoğan University 

Faculty of Medicine, Rize, Turkey 


Correspondence (İletişim): Aziz Gümüş, Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi, Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Rize 

e-mail: azizgumus@gmail.com 

110


Akciğer apsesi, piyojenik mikroorganizmaların yol açtığı 

iyi sınırlı ve lokalize püy birikimi olup akciğer parankiminde 

doku nekrozu ve kavite oluşumuyla seyreder. Geliştirilen 

yeni antiyotiklerle birlikte akciğer apsesine bağlı mortalite 

giderek azalmakla birlikte bu olguların %10-15’inde 

antibiyotik tedavisine yanıt alınamamaktadır (1). Akciğer 

apsesi genellikle aspirasyon riskinin yüksek olduğu olgularda 

görülmektedir. Bilinç bozukluğu, alkol kullanımı, 

serebrovasküler olaylar, diyabetes mellitus, kronik akciğer 

hastalıkları ve kronik karaciğer hastalıkları önde gelen 

risk faktörleri arasında bulunmaktadır (2). Akciğer apsesinin 

başlangıç tedavisini uzun süreli etkin antibiyotik kullanımına 

dayalı medikal tedaviler oluşturur ve bu yöntemle 

olguların yaklaşık %85-90’ı tam olarak iyileşmektedir. 

Medikal tedavinin başarısız olduğu durumlarda ise apse 

drenajı, cerrahi rezeksiyon ve seçilmiş olgularda lobektomi 

gibi girişimsel bir takım tedaviler uygulanmaktadır. 

Başlıca apse drenaj yöntemleri; perkütan transtorasik tüp 

drenajı (PTD), endoskopik drenaj ve bilgisayarlı tomografi 

eşliğinde drenajdır. Perkütan transtorasik tüp drenajı, 

torakotomi ve lobektomiyi tolere edemeyecek olan hastalarda 

tercih edilmektedir (3,4). Endoskopik drenaj yöntemi, 

büyük hava yollarını tıkayan santral yerleşimli apselerde, 

apsenin bronşial sisteme açıldığı durumlarda ve 

pıhtılaşma bozukluğu olan olgularda PTD yöntemine 

alternatif olarak kullanılmaktadır (5). Bilgisayarlı tomografi 

eşliğinde ince iğne ile drenaj etkin ve güvenilir bir yöntem 

olmasına rağmen, pratik bir yöntem olmadığından 

günlük uygulamalarda daha az sıklıkla başvurulmaktadır 

(6). Burada sunduğumuz olgu, medikal tedaviyle yeterli 

yanıt alamadığımız ve ultrasonografi eşliğinde ince iğne 

aspirasyonu ile başarılı bir şekilde tedavi ettiğimiz periferik 

yerleşimli bir akciğer apsesi olgusudur. 

(Şekil 2, 3) çekilen hastaya klinik, laboratuvar ve radyolojik 

bulgular doğrultusunda akciğer apsesi tanısı konuldu. 

Göğüs hastalıkları kliniğine yatırılan hastaya antibiyotik 

tedavisi olarak parenteral yoldan ampisilin+sulbactam 

4x1,5 gr ve metranidazol 4x500 mg başlandı. Klinik, 

laboratuvar ve radyolojik bulgularda düzelme sağlanamadığından 

tedavinin yedinci gününde ampisilin+sulbactam 

kesilerek imipenem+silastatin 4x500 mg 

başlandı ve metranidazol tedavisine devam edildi. Yapılan 

tedavi değişikliğine rağmen iyileşme sağlanamadı. 

Çekilen akciğer grafisinde az miktarda hava sıvı seviyesi 

görüntüsü ortaya çıktı. Yapılan bronkoskopi işleminde 

havayollarının açık olduğu ve apse içeriğinin bronş içine 

drenajının olmadığı görüldü. Tedavinin 15. gününde 

yapılan toraks ultrasonografisinde periferik yerleşimli apse 

formasyonu tespit edildi (Şekil 4). Hastanın sırt bölgesinde 

sağ midskapular hat hizasında sekizinci interkostal aralıktan, 

ultrasonografi eşliğinde ince iğne (16 gauge) ile 

aspirasyon yapıldı ve yaklaşık 120 mililitre pürülan apse 

içeriği boşaltıldı (Şekil 5). Bu işlemden sonra hastanın 

kliniğinde belirgin düzelme gözlendi. Ayrıca enfeksiyon 

göstergelerinden CRP ve sedimantasyon değerleri azalırken 

lökosit sayısı normal düzeylere geriledi. Aspirasyon 

işleminden 3 gün sonra kontrol akciğer grafisi ve toraks 

bilgisayarlı tomografisinde apse çapının küçüldüğü ve 

apse içeriğinin azaldığı gözlendi (Şekil 6,7). İkinci kez 

ultrasonografi eşliğinde ince iğne ile 30 mililitrelik drenaj 

yapıldı. Bu işlemden 3 gün sonra hastanın kliniği ve laboratuvar 

bulguları normale dönerken akciğer grafisinde 

tama yakın düzelme görüldü (Şekil 8). Tedavisi tamamlanan 

hasta taburcu edildi. 

OLGU 

Kliniğimize yüksek ateş, öksürük, bol miktarda pürülan 

balgam, halsizlik ve iştahsızlık yakınmalarıyla başvuran 70 

yaşındaki kadın hastanın 30 yıllık Tip 2 Diabetes Mellitus 

ve son 6 yıldır insülin kullanma öyküsü bulunmaktaydı. İki 

hafta önce gripal bir infeksiyon geçirdiğini belirten hasta, 

asıl yakınmalarının son beş gün içerisinde giderek arttığını 

belirtiyordu. Olgunun fizik muayenesinde; aksiler bölgeden 

ölçülen vücut ateşi 38,5 °C, sağ akciğer orta ve alt 

alanlarda perküsyonla matite alınmakta ve oskültasyonda 

aynı bölgede solunum seslerinin azalmış olup her iki akciğer 

alt alanlarında ince raller duyulmaktaydı. Laboratuvar 

bulgularında CRP: 35 mg/dl, lökosit sayısı: 23000/ml 

(%88’i nötrofil), sedimantasyon hızı: 105 mm/saat olarak 

saptandı. Akciğer grafisi (Şekil 1) ve sonrasında toraks BT 

Şekil 1: Akciğer grafisinde sağ akciğer alt lobda 10 cm çapında hava 

sıvı seviyesi olan (ok işareti) apse. 


Akciğer Apsesinin Ultrasonografi Eşliğinde İnce İğne Aspirasyonu ile Tedavisi | Gümüş et al. 

Son zamanlarda akciğer apsesinin gerek tanısında, gerekse 

tedavisinde bilgisayarlı tomografi eşliğinde iğne 

aspirasyonu yönteminin kullanımı giderek artmaktadır. 

Kelogrigoris ve ark. (6) akciğer apselerine bilgisayarlı 

tomografi eşliğinde perkütan olarak drenaj tedavisi uyguladıkları 

40 olguyu içeren seride %83 oranında bir tedavi 

başarısı sağlamışlardır. 

Şekil 2: Bilgisayarlı tomografisinde sağ akciğer alt lob posterior segmentte 

kalın duvarlı (ok işaretleri) 10 cm çapında hava sıvı seviyesi olan 

akciğer apsesi (mediasten penceresi). 

Şekil 5: İğne aspirasyonuyla alınan pürülan apse içeriği. 

Şekil 3: Toraks bilgisayarlı tomografisinde sağ akciğer alt lob posterior 

segmentte periferik yerleşimli ve hava-sıvı seviyesi olan (ok işareti) 

akciğer apsesi (parankim penceresi). 

Şekil 6: Aspirasyon işlemi sonrası akciğer grafisi. 

Şekil 4: Periferik yerleşimli, düzgün sınırlı (ok işaretleri) ve içerisinde sıvı 

yoğunluğu olan apse formasyonunun ultrasonografik görüntüsü. 

TARTIŞMA 

Medikal tedaviye dirençli akciğer apsesi, çözümlenmesi 

zor olan klinik sorunlar arasında yer almaktadır. Böyle 

durumlarda, tedavi yöntemi olarak cerrahi rezeksiyon ve 

tüp drenajı gibi mortalite ve morbidite riski olabilecek 

invazif yöntemler uygulanmaktadır. 

Ultrasonografi eşliğinde ince iğne aspirasyonu tedavileri, 

meme apsesinde, batın içi apselerde ve özellikle de karaciğer 

ve dalak apselerinde uzun süredir başarılı bir tedavi 

şekli olarak kullanılmaktadır (7,8). Bizim yaptığımız literatür 

araştırmasında erişkinlerde ultrasonografi eşliğinde 

ince iğne aspirasyonu ile akciğer apsesinin tedavisine 

rastlamadık. Fakat yeni doğan çocuklarda yapılan bir 

çalışmada, ultrasonografi eşliğinde basit perkütan iğne 

drenajı ile akciğer apsesinin etkin bir şekilde tedavi edildiği 

belirtilmiştir (9). 

Toraks ultrasonografisi, plevral sıvıların yapısını değerlendirmede, 

ankiste plevral sıvılardan örnek alınmasında ve 

periferik akciğer lezyonlarından biyopsi alınmasında yar- 



dımcı olabilecek son derece güvenli ve kolay bir yöntemdir. 

Akciğer apselerinde ultrasonografi eşliğinde aspirasyon 

uygulaması sayesinde etken olan mikrobiyal ajanlar tespit 

edilebilir (10). Bizim sunduğumuz olguda, akciğer apsesi 

yaklaşık olarak 10 cm çapında ve periferik yerleşimliydi. 

Bu nedenle apsenin değerlendirilmesi ve aspirasyonu 

oldukça kolay bir şekilde yapıldı. Ultrasonografi, hastalar 

radyasyona maruz kalmadan, yatak başında uygulanabilen, 

pratik, tekrarlanabilir ve kolay ulaşılabilir bir yöntemdir. 

Dolayısıyla klinisyen ve hasta için son derece avantajları 

vardır. 




Fikir - A.G., S.K., H.Ç., A.E., A.Y., Ü.Ş.; Tasarım ve Dizayn 

- A.G., S.K., H.Ç., A.E., A.Y., Ü.Ş.; Denetleme - 

A.G., S.K., H.Ç., A.E., A.Y., Ü.Ş.; Kaynaklar - A.G., A.E., 

Ü.Ş.; Malzemeler - A.G., H.Ç.; Veri Toplama ve/veya 

İşleme - A.G., A.Y.; Analiz ve/veya Yorum - S.K., H.Ç., 

Ü.Ş., A.G.; Literatür Taraması - A.G., S.K., H.Ç.; Yazıyı 

Yazan - A.G., S.K.; Eleştirel İnceleme - Ü.Ş., A.E. 

KAYNAKLAR 

1. Özlü T, Metintaş M, Karadağ M, Kaya A. Solunu Sistemi 

ve Hastalıkları. Alataş F, Akciğer Pnömonisi ve Akciğer 

Apsesi. 1’ci Baskı. İstanbul: İstanbul Medikal Yayıncılık; 

2010: 961-8. 

2. Mwandumba HC, Beeching NJ. Pyogenic lung infections: 

factors for predicting clinical outcome of lung abscess 

and thoracic empyema. Curr Opin Pulm Med 2000; 

6:234-9. [CrossRef] 

3. Weissberg D. Percutaneous drainage of lung abscess. J 

Thorac Cardiovasc Surg 1984; 87:308-12. 

Şekil 7: Aspirasyon işlemi sonrası lezyonun bilgisayarlı tomografi görüntüsü. 

4. Wali SO. An update on the drainage of pyogenic lung 

abscesses. Ann Thorac Med 2012; 7:3-7. [CrossRef] 

5. Herth F, Ernst A, Becker HD. Endoscopic drainage of 

lung abscesses: technique and outcome. Chest 2005; 

127:1378-81. [CrossRef] 

6. Kelogrigoris M, Tsagouli P, Stathopoulos K, Tsagaridou I, 

Thanos L. CT-guided percutaneous drainage of lung abscesses: 

review of 40 cases. JBR-BTR. 2011; 94:191-5. 

7. Christensen AF, Al-Suliman N, Nielsen KR, Vejborg I, 

Severinsen N, Christensen H, et al. Ultrasound-guided 

drainage of breast abscesses: results in 151 patients. Br J 

Radiol 2005; 78:186-8. [CrossRef] 

8. Zerem E, Bergsland J. Ultrasound guided percutaneous 

treatment for splenic abscesses: the significance in treatment 

of critically ill patients. World J Gastroenterol 2006; 

12:7341-5. 

Şekil 8: Ultrasonografi eşliğinde aspirasyon tedavisi sonrası akciğer 

grafisi. 

Sonuç olarak, ultrasonografi eşliğinde aspirasyon uygulaması 

özellikle medikal tedaviye cevap vermeyen periferik 

akciğer apsesi olgularında, diğer invazif tedavi yöntemlerinden 

önce ilk tedavi seçeneği olarak göz önünde 

bulundurulmalıdır. 

9. Lee SK, Morris RF, Cramer B. Percutaneous needle aspiration 

of neonatal lung abscesses. Pediatr Radiol 1991; 

21:254-7. [CrossRef] 

10. Yang PC, Luh KT, Lee YC, Chang DB, Yu CJ, Wu HD, et 

al. Lung abscesses: US examination and US-guided 

transthoracic aspiration. Radiology 1991; 180:171-5. 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

İlkin Zindancı 1 , Hacer Kuzu Okur 2 , Ebru Zemheri 3 , Burce Can 1 , Zafer Turkoglu 1 , Mukaddes Kavala 1 , 

Özge Akbulak 1 , Filiz Topaloglu 1 


Keratosis lichenoides chronica (KLC) is a rare and 

chronic skin disease characterized by erythema, keratotic 

and lichenoid papules are distributed symmetrically. 

The histological examination of KLC reveals 

lichenoid dermatitis with hyper and parakeratosis. 

Although the etiology and pathogenesis of KLC are 

unknown, it is suggested that KLC is a variant of 

lichen planus or lichenoid drug eruptions. We present 

a case of generalized KLC that occurred during antituberculosis 

therapy including isoniazid, rifampicin, 

ethambutol, and pyrazinamide and dramatically 

improved after cessation of therapy. We report this 

generalized KLC case in order to draw attention to 

the side effects that can be seen during tuberculosis 

treatment. 

Key words: Tuberculosis treatment, pyrazinamide, 

keratosis lichenoides chronica, Nekam’s disease. 

1 Department of Dermatology, Medeniyet University, Göztepe 

Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 

2 Clinic of Chest Diseases, Fatih Sultan Mehmet Training and 


3 Department of Pathology, Medeniyet University, Göztepe 

Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 

Keratozis Likenozis Kronika (KLK), simetrik dağılım 

gösteren, eritemli, likenoid, keratotik papüllerle karakterize, 

nadir görülen kronik bir dermatozdur. Histopatolojik 

incelemede hiperkeratoz ve parakeratozun 

eşlik ettiği likenoid dermatit bulgusu görülür. Etyolojisi 

tam olarak bilinmemekle birlikte liken planus veya 

likenoid ilaç reaksiyonlarının bir varyantı olduğu 

düşünülür. Tedavinin kesilmesiyle dramatik bir düzelme 

gösteren, isoniyazid, rifampisin, etambutol ve 

pirazinamidli antitüberküloz tedavi sırasında oluşan 

Jeneralize KLK olgusunu, tüberküloz tedavisi sırasında 

görülebilecek yan etkilere dikkat çekmek amacıyla 

sunuyoruz. 

Anahtar Sözcükler: Tüberküloz tedavisi, pirazinamid, 

keratozis likenozis kronika, Nekam’s hastalığı. 

1 Medeniyet Üniversitesi, Göztepe Eğitim Hastanesi, Dermatoloji 

Anabilim Dalı, İstanbul 

2 Fatih Sultan Mehmet Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs 

Hastalıkları Kliniği, İstanbul 

3 Medeniyet Üniversitesi, Göztepe Eğitim Hastanesi, Patoloji 

Anabilim Dalı, İstanbul 


Correspondence (İletişim): Hacer Kuzu Okur, Department of Chest Diseases, Fatih Sultan Mehmet Training and 


e-mail: hacerkuzu@hotmail.com 

114


Keratosis Lichenoides Chronica (KLC), or Nekam’s disease, 

is a rare chronic mucocutaneous dermatitis characterized 

by keratinization. It most commonly occurs in 

adolescents and young adults, with a slight predominance 

in males (M/F: 1.35:1) (1,2). Although its etiology 

is unknown, systemic diseases, infections, and drugs have 

been reported as possible trigger factors (3). We report a 

case of KLC that developed secondary to antituberculosis 

treatment while on treatment for pulmonary tuberculosis. 

the patient continued to receive the three-drug protocol. 

With this treatment protocol, no relapses were observed 

during nine months of follow-up. The patch test, which 

was performed after the treatment by using antituberculosis 

drugs, was positive for pyrazinamide but negative for 

other anti-tuberculosis drugs. 

CASE 

A 58-year-old male patient was admitted to our clinic 

with the complaint of a generalized rash with erythematous, 

scaly plaques. He was diagnosed with tuberculosis 

two months prior and isoniazid, rifampicin, ethambutol, 

and pyrazinamide treatment was initiated. However, on 

the tenth day of the treatment, he developed a rash starting 

from the torso disseminating throughout the body. In 

the dermatological examination, violaceous-erythematous, 

scaly, infiltrated plaques were found all over the body. 

Lesions were mostly located on the torso, and upper and 

lower extremities and showed a tendency for coalescence 

(Figure 1-3). Laboratory tests including blood biochemistry, 

complete blood count, anti-HIV, and hepatitis markers 

were all normal. A biopsy taken from the lesions revealed 

focal parakeratosis, irregular acanthosis, focal 

exocytosis, colloid bodies, basal vacuolar degeneration, 

necrotic cells, and lichenoid infiltration (Figure 4). The 

patient was diagnosed with KLC. The patient’s antituberculosis 

treatment was terminated and a topical 

methylprednisolone aceponate and oral cetirizine treatments 

were initiated. All lesions have improved on the 

15th day of the treatment. Therefore, we suspected that 

antituberculosis treatment triggered the current condition. 

However, since the antituberculosis treatment was mandatory, 

after consulting a pulmonologist, we decided to 

administer antituberculosis drugs intermittently, in a consecutively 

at precise intervals in order to determine the 

responsible drug. Accordingly, every week the patient was 

reintroduced his medications successively (isoniazid 300 

mg/day, ethambutol 1500 mg/day, and rifampicin 600 

mg/day, respectively), under the control of the pulmonary 

medicine unit, and the patient did not experience any side 

effects during that time. The last drug added to the intermittent 

treatment protocol was pyrazinamide 1500 

mg/day and the patient’s erythematous, scaly lesions 

relapsed on his torso on the third day of pyrazinamide 

treatment. Thinking that pyrazinamide was the triggering 

drug, it was excluded from the treatment protocol, thus, 

Figure 1: Psoriasis like violaceous-erythematous, scaly, infiltrated 

plaques 

Figure 2: Violaceous-erythematous, scaly, infiltrated plaques on the 

patient’s abdomen 

DISCUSSION 

Kaposi first described this entity in 1895 as lichen ruber 

acuminatus verrucosus et reticularis. The most current 

and widely accepted term is keratosis lichenoides chronica 

(KLC), as proposed by Margolis et al. (4) in 1972. It is, 

as in the current case, characterized by widespread symmetrical 

lichenoid hyperkeratotic papules that are typically 

arranged in a linear or reticulate pattern, and erythematous 

psoriasis-like, scaly plaques (1,2). In 75% of cases, 

rash-like or rosacea-like facial seborrheic dermatitis is 

present, which facilitates diagnosis. Nail dystrophy may 

be seen in 30% of these patients and palmoplantar 


Generalized Keratosis Lichenoides Chronica Induced by Antituberculosis Therapy: A Case Report | Kuzu Okur et al. 

keratoderma in approximately 40% of cases. This skin 

problem can also be associated with oral manifestations 

in 50% of cases presenting as recurrent aphthous ulcers 

and lesions (4). The current case has presented with erythematous, 

scaly plaques, which were very clinically similar 

to psoriasis and there was no accompanying nail or 

soft tissue involvement. 

Figure 3: Psoriasis-like lesions on the lower extremities 

Figure 4: Focal parakeratosis, irregular acanthosis, focally exocytosis, 

colloid body, and necrotic cell (HEx20) 

In the histopathological examination of KLC, the presence 

of lichenoid dermatitis associated with numerous necrotic 

keratinocytes, focal parakeratosis, and remnant neutrophils 

are characteristic. There may be vacuolar alteration 

of the basal layer along the dermo-epidermal junction 

(2,5). 

Although KLC has some common clinical and dermatopathological 

features with lichen planus, it is considered 

to be a distinct entity (6). The etiopathogenesis of KLC is 

still unknown but its close similarity to lichenoid drug 

eruption induced by tuberculostatic and anti-malarial 

drugs suggest that KLC is a variant of lichenoid druginduced 

eruptions (3). It has been reported in association 

with systemic diseases (renal disease, diabetes mellitus, 

lymphoma, multiple sclerosis, mycosis fungoides, hypothyroidism, 

and chronic hepatitis), following trauma, and 

chronic infectious diseases such as toxoplasmosis, and 

tuberculosis (7). Our patient had no systemic pathology 

other than pulmonary tuberculosis. The researchers suspected 

that the KLC lesions developed secondary to the 

drugs because the eruptions first appeared on the tenth 

day of the antituberculosis treatment and regressed after 

the discontinuation of the treatment; however, the responsible 

drug could not be identified. Since the patient 

required treatment for pulmonary tuberculosis, antituberculosis 

drugs were administered to the patient consecutively 

at precise intervals. Scaly-lichenoid papules similar 

to the first reaction developed following pyrazinamide, the 

last drug added to the treatment. Subsequently, pyrazinamide 

was excluded from the treatment protocol and 

the treatment continued as three-drug regimen for nine 

months. During this period, no new lesions developed. 

Accordingly, the researchers determined that the triggering 

agent was pyrazinamide. The treatment of KLC is 

difficult because the disease is resistant to many different 

therapies, including topical or systemic corticosteroids, 

methotrexate, cyclosporine, antibiotics, antimalarials, and 

sulfones. In some cases, partial responses have been 

reported with the use of PUVA, narrowband UV-B, and 

systemic retinoids (8). In the current case, generalized 

eruptions which were presumed to be induced by pyrazinamide, 

resolved after the administration of symptomatic 

treatment and the abandonment of the suspected drug 

without any further treatment. 

As a result, the researchers suggest that KLC should be 

considered in the differential diagnosis of dermatosis 

presenting with erythematous, scaly lichenoid papules, 

and drug intake as the triggering agent must be questioned 

while recording the history. 






Concept - İ.Z., H.K.O., E.Z., B.C., Z.T., M.K., Ö.A., F.T.; 

Planning and Design - İ.Z., H.K.O., E.Z., B.C., Z.T., M.K., 

Ö.A., F.T.; Supervision - İ.Z., H.K.O., E.Z., B.C., Z.T., 

M.K., Ö.A., F.T.; Funding - İ.Z., E.Z., M.K.; Materials - 

E.Z., İ.Z., B.C., Z.T.; Data Collection and/or Processing - 

İ.Z., Ö.A.; Analysis and/or Interpretation - İ.Z., H.K.O., 

M.K., E.Z.; Literature Review - İ.Z., H.K.O.; Writing - İ.Z., 

Ö.A.; Critical Review - İ.Z., M.K., F.T. 


Fikir - İ.Z., H.K.O., E.Z., B.C., Z.T., M.K., Ö.A., F.T.; 

Tasarım ve Dizayn - İ.Z., H.K.O., E.Z., B.C., Z.T., M.K., 

Ö.A., F.T.; Denetleme - İ.Z., H.K.O., E.Z., B.C., Z.T., 

M.K., Ö.A., F.T.; Kaynaklar - İ.Z., E.Z., M.K.; Malzemeler 

- E.Z., İ.Z., B.C., Z.T.; Veri Toplama ve/veya İşleme - İ.Z., 

Ö.A.; Analiz ve/veya Yorum - İ.Z., H.K.O., M.K., E.Z.; 

Literatür Taraması - İ.Z., H.K.O.; Yazıyı Yazan - İ.Z., Ö.A.; 

Eleştirel İnceleme - İ.Z., M.K., F.T. 

REFERENCES 

1. Wozniacka A, Schwartz RA, Omulecki A, Lesiak A, Sysa- 

Jedrzejowska A. Keratosis lichenoides chronica: a diagnostic 

and therapeutic challenge. Clin Exp Dermatol 

2006; 31:48-50. [CrossRef] 

2. Çayırlı M, Turan Y, Koç E. Bir keratozis likenoides kronika 

olgusu. Dermatoz 2012; 3:55-6. 

3. Piñol-Aguadé J, De Asprer J, Ferrando J. Lichenoid trikeratosis 

(Kaposi-Bureau-Barrière-Grupper). Dermatologica 

1974; 148:179–88. 

4. Martins LC, Horne M, Moreira Júnior DN, Follador I, Almeida 

VR. Keratosis lichenoides chronica-case report. An 

Bras Dermatol 2011; 86(4Supl1):S148-51. 

5. Böer A. Keratosis lichenoides chronica: proposal of a 

concept. Am J Dermatopathol 2006; 28:260-75. 

6. Konstantinov KN, Sondergaard J, Izuno G, Obreshkova 

E. Keratosis lichenoides chronica. J Am Acad Dermatol 

1998; 38:306–9. [CrossRef] 

7. Miller TD, Chilukuri S, Bayer-Garner IB, Hsu S. Keratosis 

lichenoides chronica. Int J Dermatol 2004; 43:947-50. 

[CrossRef] 

8. Koseoglu RD, Sezer E, Yuksek J. Keratosis lichenoides 

chronica treated with acitretin plus narrowband ultraviolet 

B phototherapy. J Dermatol 2008; 35:172-4. [CrossRef] 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Halit Çınarka 1 , Servet Kayhan 1 , Aziz Gümüş 1 , Aysel Kurt 2 , Hasan Türüt 2 , Gökhan İlhan 3 , Recep Bedir 4 , 

Ünal Şahin 1 


Lung cancers rarely metastasize to intracardiac ventricular 

wall and subsequently embolizes to systemic 

circulation, causing arterial occlusion. The current 

study reports a case of lung cancer with peripheral 

arterial embolism. This is unique case report because 

the first diagnostic tool of bronchogenic carcinoma 

was embolectomy material during hospitalization and 

the initial evaluation stage of the patient. Tumor 

embolization should be considered in the differential 

diagnosis in an abrupt cessation of peripheral arterial 

circulation. 

Key words: Tumour embolism, metastasis, bronchogenic 

carcinoma, cardiac tumours. 

1 Department of Chest Disease, Recep Tayyip Erdoğan 

University, Rize, Turkey 

2 Department of Thoracic Surgery, Recep Tayyip Erdoğan 

University, Rize, Turkey 

3 Department of Cardiovascular Surgery, Recep Tayyip 

Erdoğan University, Rize, Turkey 

4 Department of Pathology, Recep Tayyip Erdoğan University, 

Rize, Turkey 

Akciğer kanseri, nadir olarak kalbin iç ventrikül duvarına 

metastaz yapar ve sonrasında buradan kaynaklanan 

emboli sistemik dolaşıma girerek atar damar 

tıkanıklığına yol açar. Burada, periferik atar damarında 

emboliye yol açan bir akciğer kanseri olgusunu 

sunmaktayız. Bu olgunun ilginç tarafı, hospitalize 

edilip ilk değerlendirme aşamasında, periferik arter 

embolektomi materyalinden akciğer kanseri tanısı 

konulmuş olmasıdır. Periferik arter dolaşımının ani 

olarak durmasında, ayırıcı tanıda tümör embolisi de 

akılda tutulmalıdır. 

Anahtar Sözcükler: Tümör embolisi, metastaz, akciğer 

kanseri, kalp tümörleri. 

1 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları 

Anabilim Dalı, Rize 

2 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Cerrahisi 


3 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi Tıp Fakültesi, Kalp Damar 

Cerrahisi Anabilim Dalı, Rize 

4 Recep Tayyip Erdoğan Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji 



Correspondence (İletişim): Servet Kayhan, Department of Chest Disease, Recep Tayyip Erdoğan University, Rize, Turkey 

e-mail: kayhanservet@gmail.com 

118


Peripheral arterial embolism arising from lung cancer is 

uncommon (1-4). Malignant primary lung tumors invading 

pulmonary vessels, atrial myxomas and other primary 

cardiac tumors are the main causes of arterial embolism, 

which is a very unusual clinical entity (5). Metastatic tumors 

may involve the pericardium and signs of pericardial 

effusion and tamponed may be observed. In general, 

arterial embolism occurs either intraoperatively or in the 

immediate postoperative period of bronchogenic carcinoma. 

The most frequently reported sites of tumor emboli 

are aortic bifurcation, femoral vessels, and cerebral arteries 

(2). Nearly 200 cases of arterial embolism have been 

reported in the literature from malignant tumor tissue (3, 

6). Intravenous digital angiography, contrast enhanced 

computerized tomography, MRI, and echocardiography 

are the diagnostic methods. Regarding treatment, once 

the embolism has appeared, it should be surgically removed, 

and anticoagulation, vasodilator treatment 

should be initiated. 

In the literature only a few of reports related to peripheral 

arterial embolism arising from bronchogenic carcinoma 

have been reported. Arterial tumor embolism may be the 

first and most important issue during the course of the 

tumor. Herein, we report a quite rare occurrence of a 

metastatic bronchogenic tumor to the left ventricle and 

presented with sudden occlusion of the left brachial artery 

during the diagnostic stage of the patient. 

A 77-year-old male smoker with a history of COPD presented 

with chest pain and breathlessness for ten days. 

The chest radiograph and computed tomography of the 

chest revealed a heterogeneous, ill-defined mass originated 

from left upper lobe bronchus, extending and invading 

the hilar structures (Figure 1). Transthoracic echocardiography 

confirmed an intracardiac mobile mass, 

implanted in the lateral wall. Positron emission tomography 

revealed pulmonary malignancy and distant metastasis 

with increased FDG uptakes in a left hilar mass, satellite 

lesions on the upper lobe posteriorly destructing the 

fourth rib, subcarinal lymphadenopathy, left ventricle, and 

liver (Figure 2). Fiberoptic bronchoscopy revealed an 

endobronchial lesion in the lingular bronchus, which was 

biopsied. While the patient was hospitalized and awaiting 

pathologic results, he complained of pain, numbness in 

the right arm, and had cyanosis. An immediate angiography 

confirmed total occlusion of right brachial artery 

and an immediate embolectomy was performed and 

circulation restored. Subsequently, pathology of the bronchoscopic 

biopsies revealed squamous cell bronchogenic 

carcinoma and the cytology of embolectomy confirmed 

metastasis of lung cancer (Figures 3 and 4). Upon discharge, 

the patient was referred to the oncology department, 

but the patient died one month later. 

Figure 1: Computerized tomography revealed pulmonary solid nodular 

lesions (arrows) 

CASE 

Figure 2: PET-CT revealed multiple distant metastases, including the left 

ventricular metastatic mass on lateral cardiac wall with SUVmax of 9.93 

(arrow) 

Figure 3: Atypical squamous cells composing solid islets with distinct 

nucleolus and hyperchromatic nucleus (HEX200) 


A Rare Clinical Entity of Lung Cancer: Metastatic Peripheral Arterial Embolism | Kayhan et al. 

Figure 4: Atypical epithelial cells embedded in the embolectomy material 

diffusely stained with Pan-Cytokeratin (Pan-CKX100) 

DISCUSSION 

A macroscopic peripheral arterial tumor embolus is an 

uncommon event. Large and centrally located bronchogenic 

tumors were most often responsible for arterial 

tumor emboli (1). The event could also be the presenting 

manifestation of a bronchogenic carcinoma, as presented 

here. Another common source of the arterial emboli is 

from the left atrial myxoma and sarcomas, primary or 

secondary bronchogenic carcinoma. Arterial embolization 

highlights the advanced disease, and poor prognosis with 

significant comorbidity. The source of tumor emboli could 

be the left atrium or pulmonary veins (7). The mechanism 

of primary and metastatic lung cancer embolism is considered 

to involve a tumor that invades and propagates 

within a pulmonary vein. When a tumor fragment breaks 

off in the pulmonary vein, it travels through the left heart 

chamber and subsequently lodges in a systemic artery. 

Infarction results when the tumor fragment is large 

enough to occlude the tissue’s arterial perfusion. Most 

tumor emboli occur during surgery; a few occur in the 

early postoperative period (8-12). The delayed occurrence 

of these emboli may be due to tumor fragments 

that remain loosely adhered to the site of pulmonary vein 

ligation and then embolize after surgery with coughing or 

other movement, or perhaps emboli are temporarily detained 

in the left ventricular trabeculations or chordae 

tendineae (1,2). Arterial embolism related to thoracic 

surgery is likely due to the manipulation of the pulmonary 

hilum or division of the pulmonary vein, which dislodges 

the tumor from the pulmonary vein. The other scenario of 

tumor embolization occurs in the absence of pulmonary 

surgery and is assumed to result from spontaneous fragmentation 

of the propagated tumor within a pulmonary 

vein (4,11). Xiromeritis et al. (3) identified 104 reported 

cases of arterial tumor emboli and 46 of the cases arose 

from primary lung cancer and 33 patients with metastatic 

lung cancer, and these were responsible for most of these 

cases. The most common cause of the metastatic lung 

neoplasms was sarcoma, which accounted for 14 cases. 

Arterial tumor embolism mostly occurred spontaneously 

and fewer of cases were associated with thoracic surgery. 

In the review of Whyte et al. (2), tumor embolization to 

cerebral arteries occurred in half of the cases, and to 

multiple locations occurred in one-third of patients. Immediate 

diagnosis of an arterial embolism is very critical 

and immediate intervention is required to restore circulation 

and to avoid tissue necrosis. Routine two dimensional 

or transesophageal echocardiography may be 

useful in diagnosing large and centrally located intracardiac 

tumors (8). This is a unique case with a metastatic 

mass invading the left ventricle and the source of peripheral 

embolism. Overall prognosis is poor in these cases 

despite immediate diagnosis and aggressive surgical 

interventions, as these patients tend to die from extended 

metastatic disease. 




Concept - H.Ç., S.K., A.G., A.K., H.T., G.İ., R.B., Ü.Ş.; 

Planning and Design - H.Ç., S.K., A.G., A.K., H.T., G.İ., 

R.B., Ü.Ş.; Supervision - H.Ç., S.K., A.G., A.K., H.T., G.İ., 

R.B., Ü.Ş.; Funding - H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Materials 

- H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Data Collection 

and/or Processing - H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Analysis 

and/or Interpretation - H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Literature 

Review - H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Writing - 

H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Critical Review - H.Ç., S.K., 

A.G., A.K., H.T., G.İ., R.B., Ü.Ş. 


Fikir - H.Ç., S.K., A.G., A.K., H.T., G.İ., R.B., Ü.Ş.; Tasarım 

ve Dizayn - H.Ç., S.K., A.G., A.K., H.T., G.İ., R.B., 

Ü.Ş.; Denetleme - H.Ç., S.K., A.G., A.K., H.T., G.İ., R.B., 

Ü.Ş.; Kaynaklar - H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Malzemeler 

- H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Veri Toplama ve/veya 

İşleme - H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Analiz ve/veya Yorum 

- H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Literatür Taraması - 

H.Ç., S.K., A.G., H.T., Ü.Ş.; Yazıyı Yazan - H.Ç., S.K., 

A.G., H.T., Ü.Ş.; Eleştirel İnceleme - H.Ç., S.K., A.G., 

A.K., H.T., G.İ., R.B., Ü.Ş. 



REFERENCES 

1. Morasch MD, Shanik GD. Tumor embolus: a case report 

and review of the literature. Ann Vasc Surgery 2003; 

17:210-3. [CrossRef] 

2. Whyte RI, Starkey TD, Orringer MB. Tumor emboli from 

lung neoplasms involving the pulmonary vein. J Thorac 

Cardiovasc Surg 1992; 104:421-5. [CrossRef] 

3. Xiromeritis N, Klonaris C, Papas S, Valsamis M, Bastounis 

E. Recurrent peripheral arterial embolism from pulmonary 

cancer: Case report and review of the literature. Int Angiol 

2000; 19:79-83. 

4. Starr DS, Lawrie GM, Morris GC Jr. Unusual presentation 

of bronchogenic carcinoma: case report and review of 

the literature. Cancer 1981; 47:398-401. [CrossRef] 

5. Karlsberg RP, Sagel SS, Ferguson TB. Myocardial infarction 

due to tumor embolization following pulmonary resection. 

Chest 1978; 74:582-4. [CrossRef] 

6. Chandler C. Malignant arterial tumor embolization. J 

Surg Oncol 1993; 52:197–202. [CrossRef] 

7. Kodama K, Doi O, Tatsuta M. Unusual extension of lung 

cancer into the left atrium via the pulmonary vein. Int 

Surg 1990; 75: 22–6. 

8. Loscertales J, Congregado M, Arenas C, Arroyo A, Giron 

JC, Ayarra J et al. Peripheral arterial embolism arising 

from pulmonary adenocarcinoma. Ann Thorac Surg 

2004; 77:1426 –8. [CrossRef] 

9. Brown DV, Faber LP, Tuman KJ. Perioperative stroke 

caused by arterial tumor embolism. Anesth Analg 2004; 

98:806-9. [CrossRef] 

10. Limburg M, Wijdicks EFM, Li H. Ischemic stroke after surgical 

procedures: clinical features, neuroimaging, and 

risk factors. Neurology 1998; 50:895–901. [CrossRef] 

11. O’Neill BP, Dinapoli RP, Okazaki H. Cerebral infarction 

as a result of tumor emboli. Cancer 1987; 60:90–5. 

[CrossRef] 

12. Van Hemelrijck M, Adolfsson J, Garmo H, Bill-Axelson A, 

Bratt O, Ingelsson E, et al. Risk of thromboembolic diseases 

in men with prostate cancer: results from the population- 

based PCBaSe Sweden. Lancet Oncol 2010; 

11:450-8. [CrossRef] 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Burcu Karaboğa 1 , Ahmet Gökhan Arslan 2 , Aykut Çilli 1 


Sağ arkus anomalisi erişkin çağda nadir görülen, 

genellikle asemptomatik bir durumdur. Trakea veya 

özefagusa bası durumunda hastalar bazen nefes 

darlığı veya disfaji gibi şikâyetlerle de başvurabilirler. 

Bu olgu sunumunda sağ arkus aorta anomalisi bulunan, 

yıllardır astım tanısı ile takip edilen 59 yaşında 

kadın hasta sunulmaktadır. Hastalarda astım ayırıcı 

tanısında vasküler ring gibi hava yolu basısına yol 

açan patolojilerin de düşünülmesi önemlidir. 

Anahtar Sözcükler: Astım, vasküler ring, dispne. 

Astım ayırıcı tanısında ve tedavi başarısızlığında 

diğer tanıların da düşünülmesi önemlidir. Sağ 

arkus aorta anomalisi genellikle çocukluk çağında 

semptomatiktir (1). Bununla birlikte, bazen 

erişkin dönemde asemptomatik kişilerde başka 

nedenlerle yapılan radyolojik tetkiklerde tanı alabilirler. 

Bazen de hastalar trakea veya özefagusa 

Right aortic arch is a rare condition that is usually 

asymptomatic in adulthood. Patients may present with 

dyspnea and dysphagia. This report presents a 59- 

year-old woman with a right aortic arch anomaly who 

had been followed-up with asthma for many years. 

The current report emphasizes the importance of the 

consideration of aortic arch anomaly in the differential 

diagnosis of asthma. 

Key words: Asthma, vascular ring, dyspnea. 

bası durumunda nefes darlığı, disfaji gibi şikâyetlerle 

de başvurabilirler (2). Sağ arkus aorta başka 

damarsal anomalilerle birlikte olabileceği gibi, 

tek başına da olabilir. Uzun süredir astım tanısı 

ile izlenmiş olgumuzu, erişkin döneminde nadir 

görülen kardiyovasküler anomalilerden vasküler 

ring şekli olan sağ arkus aorta anomalisi saptanması 

nedeni ile sunduk. 

1 Akdeniz Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim 

Dalı, Antalya 

2 Akdeniz Üniversitesi Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim Dalı, 

Antalya 

1 Department of Chest Diseases, Akdeniz University, Faculty of 

Medicine, Antalya, Turkey 

2 Department of Radiology, Akdeniz University, Faculty of 

Medicine, Antalya, Turkey 


Correspondence (İletişim): Burcu Karaboğa, Akdeniz Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Antalya 

e-mail: burcuclnk@hotmail.com 

122


OLGU 

Uzun yıllardır astım tanısı ile çeşitli inhaler tedaviler kullanmış 

59 yaşında kadın hastanın özellikle düz yatmakla 

artan hırıltılı solunum, öksürük ve nefes darlığı yakınmaları 

vardı. Özgeçmişinde özellik olmayan hastanın ailesinde 

ve kendisinde atopi öyküsü yoktu. Sigara alkol kullanım 

öyküsü vermiyordu. Vital bulguları stabil idi. Solunum 

sistemi ve diğer tüm sistemik muayenesi normal olarak 

değerlendirildi. Tam kan sayımı ve biyokimyasal tetkikleri 

normal sınırlarda idi. PA akciğer grafisinde mediastende 

genişleme görüldü. Alerji testi normal olarak saptandı. 

Solunum fonksiyon testinde FEV1: %109, FVC: %101, 

MEF 25-75: %91, FEV1/FVC: %90, reversibilite saptanmadı. 

Hastada uygun tedaviye rağmen şikâyetlerinde 

gerilememe olmaması üzerine ayırıcı tanılar gözden geçirildi. 

Solunum fonksiyon testinde akım/volüm eğrisinde 

inspiratuar ve ekspiratuar akım hızlarında azalma, intratorasik 

üst hava yolu obstrüksiyonunu düşündürdü. Bu nedenle 

çekilen toraks bilgisayarlı tomografi (BT) anjiografi 

incelemesinde sağ arkus aorta mevcut olup trunkus brakiosefalik 

lokalizasyonundan daha sağdan çıkıp sol karotis 

arter ve sol subklavian arteri verdiği, trakeaya belirli bir 

alandan bası yaptığı saptandı (Şekil 1 ve 2). Ayırıcı tanı 

için hastadan gerekli onamlar alındıktan sonra yapılan 

fiberoptik bronkoskopik incelemede trakea ve bronş sisteminde 

herhangi bir anomali ve endobronşiyal lezyon 

saptanmadı. Trakea alt hizasında sağ lateral duvarda 

dıştan bası bulgusu vardı (Şekil 3). Ekokardiyografik incelemede 

herhangi bir ek anormal bulgu gözlenmedi. Hastamızın 

semptomatik olması nedeniyle vasküler ringe 

yönelik cerrahi operasyon yapılması amacıyla kalp damar 

cerrahisine servisine yönlendirildi. 

Şekil 1: Toraks BT anjiyografide MIP imajlarda sağ aortik arkus ve 

brakiosefalik trunkus arasında trakeaya bası. 

Şekil 2: Üç boyutlu yüzey gölgeleme imajda trakeaya dıştan bası (ok). 

Şekil 3: Trakea hizasında ana karina üstü sağ lateral duvarda gözlenen 

bası. 

TARTIŞMA 

Konjenital bir anomali olan vasküler ringler, bronşiyal ark 

sistemini etkileyen anomaliler sonucunda trakea ve özefagusun 

bu ark sisteminden oluşan damarlar ile çevrelendiği 

ve bası altında kaldığı patolojilerdir. Anatomik açıdan 

trakea ve özefagusun ikisinin birden bu damarlar ile 

çevrildiği formuna “komplet”, tam olarak çevrilemediği 

trakea veya özefagusun bir kısmının bası altında kaldığı 

formuna ise “inkomplet” vasküler ring denilmektedir. Bu 

iki tip trakeaözefageal kompresyon anomalisinde aynı 

semptomların bulunması, benzer şekilde değerlendirilmesi, 

benzer cerrahi müdahalelerin uygulanması nedeniyle 

bazıları inkomplet olsa dahi aynı başlıkta, vasküler ring 

konusu içinde incelenmektedir (1- 4). Tanı akciğer grafisi 

(PA ve yan), baryumlu özefagus grafisi, transtorasik EKO, 

kontrastlı multidetektör BT, magnetik rezonans görüntüleme 

(MRG) ve anjiografi (DSA, MRG veya BT anjiyografi) 

ile konur (2,5). Günümüzde EKO, BT, MRG en sık tercih 

edilen tanı metotlarıdır (6,7). Bu hastalarda bronkoskopinin 

tanısal olarak kullanımı sınırlı olup, ayırıcı tanı açısın- 


Astımı Taklit Eden Sağ Arkus Aorta Anomalisi | Karaboğa et al. 

dan yapılmaktadır. Erken dönemde dispne, vizing, stridor; 

geç dönemde ise egzersize bağlı nefes darlığı, disfaji ve 

göğüs ağrısı gibi semptomlara neden olabilir (4,8). Hastamız 

da benzer şekilde tekrarlayan hırıltılı solunum, öksürük 

ve nefes darlığı yakınmaları ile birçok merkeze başvurmuş, 

astımı taklit eden klinik nedeniyle hasta uzun süre 

astım tanısı altında takip edilmiştir. Hastada uygun tedaviye 

rağmen şikâyetlerinde gerilememe olmaması üzerine 

ayırıcı tanılar gözden geçirilmiştir. Solunum fonksiyon 

testinde akım/volüm eğrisinde inspiratuar ve ekspiratuar 

akım hızlarında azalma olması, PA akciğer grafisinde 

mediastende genişleme olması nedeniyle BT anjiografi ilk 

tetkik olarak tercih edilmiştir. Vasküler ringe bağlı ortaya 

çıkan klinik bulgular, vasküler ringin yerine ve havayoluna 

yaptığı bası derecesine göre değişkenlik gösterir. Vasküler 

ringe bağlı ortaya çıkan havayolu basısı belirgin ise yakınmalar 

yaşamın erken döneminde ve ağır olarak ortaya 

çıkmaktadır. Backer ve ark. (9) ameliyat ettikleri çift arkus 

aortalı 61 hastanın %92’sinin yaşamlarının ilk 6 ayı içerisinde 

belirti verdiklerini belirtmişlerdir. Özkaya ve ark. (10) 

yapmış olduğu 13 hastalık çalışmada, disfaji ve dispnenin 

en sık semptom olduğu ve hastaların %54’ünün semptomatik 

olduğunu belirtmişlerdir. Ancak havayolu obstrüksiyonu 

hafif ise bizim hastamızda da olduğu gibi yakınmalar 

geç dönemde ve hafif olarak ortaya çıkabilmektedir 

(10,11). Grathwohl ve ark. (12) izledikleri 25 vasküler 

halka anomalili hastada en çok çift aort arkı (n=12) ve 

sağ arkus aorta anomalisi (SAAA) (n=8) saptamışlar ve 

tüm hastaların %66’sının semptomatik olduğunu belirtmişlerdir. 

Hastalar bizim hastamızda olduğu gibi genellikle 

bronşiyolit, astım veya tekrarlayan pnömoni tanıları 

almakta ve vasküler ring tanısı geç koyulmaktadır (13). 

Fındık ve ark. (14) takip ettikleri sekiz SAAA hastasının 

dördünde çeşitli semptomların olduğunu bildirmiştir. Bu 

hastaların ikisinin SAAA tanısı almadan önce astım tanısıyla 

takip ve tedavi edildikleri belirtilmiştir. Havayoluna 

bası varlığı radyolojik olarak kanıtlanan semptomatik 

hastalarda, vasküler ringe yönelik cerrahi girişim önerilmektedir 

(15-17). 

Sonuç olarak, özellikle supin pozisyonla ilişkili olarak 

öksürük ve nefes darlığı gibi nokturnal semptomları olan 

hastalarda astım ayırıcı tanısında vasküler ring gibi hava 

yolu basısına yol açan patolojilerin de düşünülmesi gerekir. 




Fikir - B.K., A.Ç., A.G.A.; Tasarım ve Dizayn - B.K., A.Ç., 

A.G.A.; Denetleme - A.Ç., B.K., A.G.A.; Kaynaklar - 

A.Ç., A.G.A.; Veri Toplama ve/veya İşleme - B.K.; Analiz 

ve/veya Yorum - B.K.; Literatür Taraması - B.K.; Yazıyı 

Yazan - B.K.; Eleştirel İnceleme - A.C. 

KAYNAKLAR 

1. Banka P, Geva T, Powell AJ, Geggel R, Lahiri T, Valente 

AM. Images in cardiovascular medicine. Right aortic arch 

with aberrant left innominate artery: a rare vascular ring. 

Circulation 2009; 120:264-5. [CrossRef] 

2. Matherne GP, Lim DS. Double aortic arch. In: Allen HD, 

Driscoll DJ, Shaddy RE, Feltes TF, eds. Moss & Adams 

Heart disease in infants, children & adolescents: including 

the fetus and young adults. Philadelphia: Lippincott 

Williams & Wilkins; 2008:749-52. 

3. Kellenberger CJ. Aortic arch malformations. Pediatr Radiol 

2010; 40:876–84. [CrossRef] 

4. Park MK. Vascular ring. Pediatric Cardiology for Practitioners. 

4th ed. St. Lois: Missouri, 2002:241-246. 

5. Hernanz-Schulman M. Vascular rings: a practical approach 

to imaging diagnosis. Pediatr Radiol 2005; 

35:961–79. [CrossRef] 

6. Parker JM, Cary-Freitas B, Berg BW. Symptomatic vascular 

rings in adulthood: an uncommon mimic of asthma. J 

Asthma 2000; 69:275-80. [CrossRef] 

7. Doğan R. Vasküler ringler – trakeoesofageal vasküler 

kompressif sendromlar. In: Yücel O, Genç O, eds. 

Torasik Konjenital Anomaliler ve Cerrahisi. Ankara: Derman 

Yayıncılık; 2011:31- 41. 

8. Sebening CH, Jakob H, Tochtermann U, Lange R, Vahl 

CF, Bodegom P, et al. Vascular tracheobranchial compression 

syndromes - experience in surgical treatment 

and literature review. Thorac Cardiovasc Surg 2000; 

48:164-74. [CrossRef] 

9. Backer CL, Ilbawi MN, Idriss FS, DeLeon SY. Vascular 

anomalies causing tracheoesophageal compression. Review 

of experience in children. J Thorac Cardiovasc Surg 

1989; 97:725-31. 

10. Ozkaya S, Sengul B, Hamsici S, Findik S, Sahin U, Gumus 

A, et al. Right sided arcus aorta as a cause of dyspnea 

and chronic cough. Multidiscip Respir Med 2012; 

7:37. [CrossRef] 

11. Lone GN, Rathore SS, Malik JA, Ashraf HZ, Qadri AA. 

Double aortic arch masquerading as bronchial asthma 

for five decades. Asian Cardiovasc Thorac Ann 2012; 

20:338-40. [CrossRef] 



12. Grathwohl KW, Afifi AY, Dillard TA, Olson JP, Heric BR. 

Vascular rings of the thoracic aorta in adults. Am Surg 

1999; 65:1077-83. 

13. Chun K, Colombani PM, Dudgeon DL, Haller JAJr. Diagnosis 

and management of congenital vascular rings: a 

22 year experience. Ann Thorac Surg 1992; 53:597-603. 

[CrossRef] 

14. Fındık S, Erkan L, Uzun O ve ark. Kliniğimizde sağ arkus 

aorta tanısı alan hastaların radyolojik ve klinik özellikleri. 

Toraks Dergisi 2005; 6:13-8. 

15. Okutan O, Kartaloğlu Z, Çalışkan T, Kunter E, Mutlu H, 

İlvan A. Sağ aortik ark anomalisi. Akciğer Arşivi 2005; 

6:120-2. 

16. Lee WT, Brown A, Banham S, Walker H, Johnson M. An 

unusual case of refractory asthma. Thorax 2011; 66:54- 


17. Uchida DA. Late presentation of double aortic arch in 

school-age children presumed to have asthma: the benefits 

of spirometry and examination of the flow-volume 

curve. Respir Care 2009; 54:1402–4. 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Pınar Yıldız Gülhan, Aydanur Ekici, Ömür Güngör, Emel Bulcun, Mehmet Ekici 


Hipersensitivite pnömonisi (HP); duyarlılaşmış kişilerde 

çeşitli allerjenlerin tekrarlayan inhalasyonu sonucu 

meydana gelen IgE aracılı olmayan bir hipersensitivite 

reaksiyonudur. Tanıda en önemli nokta HP düşünmek 

ve buna yönelik maruziyeti hem çevresel hem de 

mesleksel olarak ayrıntılı sorgulamaktır. Elli dört yaşında 

kadın ve 2 yıldır nefes darlığı, halsizlik ve miyalji 

şikâyeti olan hastanın Fizik muayenesinde fibrotik 

ralleri mevcuttu. Posteroanterior akciğer grafisinde 

retiküler ve mikronodüler görünümleri vardı. Difüzyon 

testi düşüktü. Yüksek çözünürlüklü bilgisayar tomografisinde 

interlobuler septaları kalın, buzlu cam dansitesinde 

alanlar ve mozaik atenüasyon görüldü. 

Hikâyesinde güvercin maruziyeti bulunan hastaya HP 

tanısı kondu. Uygun tedavi ve etkenden uzaklaştırılması 

ile bulgularında regresyon izlendi. Biz olgumuzu 

nadir görülmesi nedeniyle sunduk. 

Anahtar Sözcükler: Güvercin teması, Hipersensitivite 

pnömonisi, interstisyel akciğer hastalığı. 

Kırıkkale Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim 

Dalı, Kırıkkale 

Hypersensitivity pneumonitis (HP) is a non-IgEmediated 

hypersensitivity reaction which is caused by 

repeated inhalation of allergens in the patient has 

been previously sensitized. The most important point 

in the diagnosis is to consider HP and to profoundly 

question the environmental and occupational exposure. 

A 54-year-old, female suffering from shortness 

of breath, fatigue, myalgia for two years admitted to 

our hospital. Fine crackles were auscultated. Reticular 

and micronodular opacities were observed at chest X- 

ray. Diffusion capacity of the patient was low. High 

resolution computed tomography revealed ground 

glass opacities, interlobular septal thickening, and 

mosaic attenuation areas in the lung field. As the 

patient had contact history with pigeon she was diagnosed 

with HP. With proper treatment and removal of 

influential factors, such findings of regression were 

observed. The current case is presented due to its 

rarity. 

Key words: Pigeon contact, Hypersensitivity 

pneumonitis, interstitial lung disease. 

Department of Pulmonary Medicine, University of Kırıkkale, 

Faculty of Medicine, Kırıkkale, Turkey 


Correspondence (İletişim): Pınar Yıldız Gülhan, Kırıkkale Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Kırıkkale 

e-mail: pinaryildiz691@hotmail.com 

126


Hipersensitivite pnömonisi (HP); organik tozların veya 

reaktif kimyasalların tekrarlayan inhalasyonları sonunda 

oluşan anormal immün reaksiyonla karakterize interstisyel 

akciğer hastalığı olarak tanımlanır. Reaksiyona neden 

olan antijenler; kuş, mantar, termofilik bakteriler ve bazı 

kimyasal bileşiklerdir ve bunlar içerisinde 200'den fazla 

antijen tanımlanmıştır. (1-3) HP; akut, subakut ve kronik 

olarak sınıflanmakla birlikte bu klinik sendromlar birbirinin 

içine geçmiş vaziyette karşımıza çıkabilir (1). Belli bir 

çevresel ajana maruziyet sonrası ortaya çıkan semptomlar, 

laboratuvar bulguları ve radyoloji tanı için yeterlidir (4). 

Ancak klinik semptomlar HP'ne spesifik olmadığından 

maruziyetin sorgulanması açısından ayrıntılı anamnez 

önemli bir yer tutmaktadır. 

izlendi (Şekil 3). Hastanın tedavisi 1 yıla tamamlanmak 

istendi ancak hasta tedavinin devamını kabul etmediği 

için tedavi kesildi. Kontrol değerleri incelenen hastanın 

difüzyon testinde DLCO: %102, VA: %99, 

DLCO/VA %103, SFT'de; FEV: 2,07 L (% 95), FVC: 2,38 

L (% 93), % FEV1/FVC: %87 idi. Oda havasında alınan 

AKG incelemesinde; pH: 7,44, PCO 2: 24 mmHg, PO 2: 

85 mmHg, HCO 3: 17 mEq/L, SaO 2: %97 olarak bulundu. 

Sonrasında hasta tedavisiz olarak 1 yıldır üçer ay 

aralıklarla takibimizde olup, hastanın tekrar şikâyetleri 

olmadı. 

OLGU 

Elli dört yaşında kadın hasta 2 yıldır devam eden efor 

dispnesi, sürekli devam eden öksürük, halsizlik, ateş şikayeti 

ile başvurdu. Özgeçmişinde Tip 2 diyabetis mellitus 

(DM) ve hipertansiyon vardı. Ayrıca 9 paket/ yıl sigara 

hikâyesi mevcuttu ve 5 aydır içmiyordu. Fizik muayenesinde 

her iki akciğer bazallerinde inspiryum sonunda 

işitilen ince ralleri mevcuttu. Çekilen PA akciğer grafisinde 

bilateral orta ve alt zonlarda retikülonodüler patern izlendi 

(Şekil 1). Solunum fonksiyon testlerinde (SFT); FEV: 

1,75 L (% 82), FVC: 1,75 L (% 69), FEV1/FVC: %100 idi. 

Oda havasında alınan arter kan gazı (AKG) incelemesi 

pH: 7,49, PCO 2: 33 mmHg, PO 2: 72 mmHg, HCO 3: 25 

mEq/L, SaO 2: %95 idi. Difüzyon testinde DLCO: %57 

VA: %68, DLCO/VA: %83 idi. Hastanın çekilen yüksek 

çözünürlüklü bilgisayarlı tomografi (YÇBT)’sinde orta ve 

alt loblarda belirgin buzlu cam dansitesinde alanlar, mozaik 

atenuasyon, interlobuler septalarda kalınlaşma ve 

sentriasiner nodüller saptandı (Şekil 2). Hastanın kuş 

besleme hikâyesi mevcut değildi ancak mevcut klinik, 

radyolojik bulgularla ayrıntılı sorgulanan hastanın kardeşinin 

ve oğlunun evlerinin teras katında güvercin beslediği 

öğrenildi. Hasta 4–5 yıldır teras katında bulunan güvercinlerin 

yanına haftanın 2–3 günü çıkıp 1–2 saat oturduğunu 

ancak terasın ve kafeslerin temizliği ile ilgili olmadığını 

belirtti. Hastaya bronkoskopi yapıldı, bronkoalveolar 

lavaj (BAL) sonucunda %80 lenfosit, %10 nötrofil, %10 

alveolar makrofaj saptandı. Mevcut bulgularla hastaya 

HP tanısı kondu, etken maruziyetinden uzaklaşması önerildi. 

Tip 2 DM olan hastaya endokrin bölümü kontrolünde 

40 mg/gün metilprednizolon tedavisi başlandı. Dokuz 

ay devam edildi. Tedavinin 9. ayında semptomları gerileyen 

hastanın çekilen YÇBT'sinde buzlu cam dansitesi 

alanlarında, sentriasiner nodüllerde belirgin regresyon 

Şekil 1: Bilateral orta ve alt zonlarda retiküler ve nodüler görünümler. 

Şekil 2: Geliş YÇBT: Belirgin buzlu cam dansitesinde alanlar, mozaik 

atenuasyon, interlobuler alanlarda kalınlaşma ve sentriasiner nodüller. 

TARTIŞMA 

HP patogenezi; tekrarlayan antijen maruziyeti ve konakçının 

antijene karşı duyarlılaşması sonucu pulmoner ve 

sistemik belirtilere yol açan immün inflamatuvar yanıttan 

oluşmaktadır. Aerodinamik yapısı 5 µm’den daha küçük 

partiküller akciğer periferine ulaşarak HP oluşmasına yol 

açabilirler. Çeşitli antijenlerle tekrarlayan karşılaşmalar 


Güvercin Teması Sonucu Gelişen Hipersensitivite Pnömonisi | Yıldız Gülhan et al. 

sonucunda TİP III ve TİP IV alerjik reaksiyonların aracılığıyla 

bu tablo oluşmaktadır. Ekstrensek alerjik alveolit 

olarak da adlandırılır. Kuş besleyici hastalığı, HP’nin bir 

alt grubudur. Kuşlara ait organik partiküllerin tekrarlayan 

inhalasyonu ile akciğer parankim harabiyeti oluşur. En sık 

rastlanılan tiplerinden birisi güvercin besleyici hastalığıdır. 

İlk kez 1960 yılında tanımlanmıştır ve güvercin “avian” 

protein antijenlerin inhalasyonuna bağlı olarak oluşur 

(1,3,5). Bizim olgumuzda da güvercin ile çevresel maruziyet 

mevcuttu. Teknik yetersizlikten dolayı presipitan antikorlar 

bakılamadı. 

Şekil 3: Tedavi sonrası YÇBT bulgularında belirgin regresyon. 

Klinik prezentasyon; inhale antijenin büyüklüğü yoğunluğu, 

maruziyet sıklığı ve kişinin immün yanıtına göre akut, 

subakut ve kronik olarak değişmektedir. Akut form; yüksek 

miktardaki antijene maruziyetten 4–8 saat sonra ortaya 

çıkar ve akut viral enfeksiyonu taklit eder. Subakut 

form; duyarlı kişilerin antijeni sürekli olarak ve düşük 

konsantrasyonda inhale etmeleri sonucu gelişir. Semptomlar 

daha sinsi ilerler. Akut semptomlar olmaksızın 

haftalar aylar içinde artan progresif bir dispne söz konusudur. 

Fizik incelemede bibaziler raller mevcuttur. Kişinin 

antijenik temas ortamından uzaklaşması semptomların 

iyileşmesiyle sonuçlanır (1,3). Bizim olgumuzda düşük 

dozda maruziyet mevcuttu, ortamdan uzaklaştırılması ve 

tedavi ile semptomlarda tam iyileşme sağlandı. Olgumuz; 

düşük doz maruziyet ve sinsi seyreden nefes darlığı ve 

YÇBT de buzlu cam dansitesinde alanların mevcut olması 

nedeni ile subakut form olarak kabul edildi. Kronik form; 

düşük dozda kronik antijen maruziyeti sonucu oluşur ve 

akut ataklar olmaksızın geri dönüşümsüz akciğer hasarıyla 

seyreder. Progresif dispne, öksürük, huzursuzluk ve kilo 

kaybı başlıca semptomlardır. Bu formda interstisyel fibrozis 

başlıca bulgudur. Bibaziler raller duyulur, çomak parmak 

olguların %20-50’sinde görülür. Kronik olgularda 

pulmoner hipertansiyon ve kor pulmonale gelişebilir (3). 

Tanıda major ve minor kriterler belirlenmiştir. HP'de tanısal 

yaklaşımda ayrıntılı anamnez (meslek, çevre ve hobiler), 

fizik muayene bulguları, solunum fonksiyon testleri, 

BAL ve bronşiyal biyopsi için fiberoptik bronkoskopi yapılması, 

mikrobiyolojik inceleme için özel boya ve kültürler 

ana basamaklardır. Son yayınlanan literatürlerde bazı 

majör ve minör kriterler tanımlanmış ve HP tanısı için 

major kritelerin tamamı ve en az 4 minör kriter gereklidir. 

Majör kriterler; 1-HP ile uyumlu semptomlar, 2-Antijenle 

temas öyküsü veya serumda presipitan antikor ve/veya 

BAL'da antikor varlığı, 3-HP ile uyumlu radyolojik bulguların 

olması. Minör kriterler ise; 1-Bibaziler raller, 2- 

Egzersiz veya istirahatte hipoksemi, 3-DLCO'da azalma, 

4-BAL da lenfositoz, 5-HP ile uyumlu histolojik değişiklikler, 

6-Pozitif doğal provakasyon son olarak bildirilmiştir 

(5,6). Bizim olgumuzda major kritelerin tamamı; minör 

kriterlerden ise 4 tanesi mevcuttu. (bibaziller raller, hipoksemi, 

DLCO'da azalma, bronş lavajında lenfositoz ). HP 

de BAL' da lenfositik alveolit görülür. Lenfositlerin çoğu T 

lenfosittir ve artan subgrup CD8+ T lenfositlerdir ve buna 

bağlı olarak CD4+/CD8+ oranı düşer. Akut HP'li olguların 

BAL'ında nötrofil, plazma hücresi ve mast hücre 

sayısında artış saptanmıştır. Tekrarlayan maruziyetlerde 

bronşiyollerde lenfosit infiltrasyonu ile subakut evre gelişir 

(1,3,7,8). Bizim olgumuzda da subakut evre ile uyumlu 

olarak belirgin olarak artmış lenfosit hâkimiyeti saptandı. 

HP'nin YÇBT bulguları hastalığın evresine göre değişmektedir. 

Akut HP’de başlıca bulgu buzlu cam görünümüdür. 

Subakut HP’de sentrilobüler nodüller ve buzlu cam görünümü 

ile birlikte hava hapsi ve mozaik perfüzyon en sık 

rastlanan bulgulardır. Sentrilobüler nodüller aktif alveolit 

ve granülomların; mozaik perfüzyon kan akımı redistribüsyonunun; 

hava hapsi ise obstrüktif bronşiyolitin radyolojik 

yansımasıdır. Kronik HP’de fibrozis bulguları olan 

düzensiz lineer opasiteler, bal peteği akciğer ve traksiyon 

bronşektazisi YÇBT bulgularıdır. Bulgular üst ve orta zonlarda 

lokalizedir. Subakut evrenin tipik bulguları olan 

sentrilobüler nodüller ve buzlu cam kronik evrede de 

görülebilir. Bu devam eden antijen temasının göstergesidir. 

Amfizem sigara içmeyen kronik HP’lerin %20’sinde 

görülen bir bulgudur (1-5,7-9). Bizim olgumuzda da 

buzlu cam görünümleri, mozaik atenuasyon ve sentriasiner 

nodüler görünümler mevcuttu ve bu bulgular subakut 

formu desteklemekteydi. 

HP tedavisinde anahtar rol antijenden sakınmaktır. Antijenden 

sakınma hastalığın regresyonunu sağlarken, bazı 

şiddetli hastalarda kortikosteroid tedavisi gerekebilir ve 

klinik bulguların düzelmesini hızlandırır. Hastalığın akut 

formunda kortikosteroidlerin belirgin faydası olmasına 



karşın, tedavinin etkisini, hastalığın doğal seyrinden ve 

antijenden kaçınmanın etkisinden ayırt etmek zordur. 

Kortikosteroid tedavisi genellikle fonksiyonel kaybı olan 

subakut ve kronik hastalarda kullanılmaktadır. Tedavi 

fizyolojik bozuklukta olabilecek en iyi düzelmenin olduğu 

evreye kadar devam edilir. Tedaviye çoğunlukla sarkoidoz 

ve diğer intertisyel akciğer hastalıklarındakine benzer 

şekilde 40–50 mg kortikosteroid ile başlanır. Bir ay bu 

dozda kullanıldıktan sonra 2–3 aylık süre içinde 7,5–15 

mg’lık idame dozuna düşülür (1,8,10). Biz de olgumuza 

suabakut HP tanısı ile 40 mg/gün metilprednizolon tedavisi 

başladık ve tedavimize doz azaltarak 9 ay devam ettik. 

Hastamızda klinik ve radyolojik gerileme izledik. 

Sonuç olarak, biz bu olguda olduğu gibi sinsi nefes darlığı, 

öksürük, ateş, halsizlik gibi semptomları olan hastalardan 

dikkatli ve detaylı anamnez alınmasını, meslek ve 

çevresel maruziyetini ve çevresindekilerinde hobilerinin 

sorgulanmasını, ayırıcı tanıda mutlaka HP’lerinin akla 

getirilmesi gerektiğini vurgulamak istedik. Erken tanı konan 

olgularda maruziyetin sonlandırılması ve uygun tedavi 

ile tamamen düzelme sağlanmakta ve kronik forma 

gidiş engellenebilmektedir. 




Fikir - P.Y.G., A.E., M.E., Ö.G., E.B.; Tasarım ve Dizayn - 

P.Y.G., A.E., M.E., Ö.G., E.B.; Denetleme - P.Y.G., A.E., 

M.E., Ö.G., E.B.; Kaynaklar - P.Y.G.; Malzemeler - 

P.Y.G.; Veri Toplama ve/veya İşleme - P.Y.G.; Analiz 

ve/veya Yorum - P.Y.G.; Literatür Taraması - P.Y.G.; 

Yazıyı Yazan - P.Y.G.; Eleştirel İnceleme - P.Y.G., A.E., 

M.E., Ö.G., E.B. 

KAYNAKLAR 

1. Uzun O. Hipersensitivite Pnömonisi. In: Tabak L, 

Özdemir Kumbasar Ö.; eds . Diffüz Parankimal Akciğer 

Hastalıkları. İstanbul: AVES yayıncılık. 2013: 123-42. 

2. Moss JE, Maniaci MJ, Johnson MM. 73-year-old woman 

with progressive shortness of breath. Mayo Clin Proc 

2010; 85:95-8. [CrossRef] 

3. Küpeli E, Karnak D. Hipersensitivite pnömonisi. Tüberküloz 

ve Toraks Dergisi 2011; 59:194-204. 

4. İslamoğlu AF, Çekmen N, Araz C, Erdemli Ö, Ekiz K. 

Hipersensivite pnömonisine bağlı gelişen akut solunum 

yetmezliği: Kuş besleyicisi hastalığı. Erciyes Tıp Dergisi 

2009; 31:359-63. 

5. Gayaf M, Karasu I Çakan A, Özsöz A, Aydoğdu Z. 

Güvercin besleyici hastalığı (Hipersensitivite Pnömonisi). 

Solunum Dergisi 2010; 12:47–51. 

6. Rose CS. Hypersensitivity pneumonitis. In Murray JF, 

Nadel JA, eds. Textbook of Respiratory Medicine. Philadelphia: 

W.B Saunders Company, 2000; 1867-84. 

7. Bourke SJ, Dalphin JC, Boyd G, McSharry C, Baldwin CI, 

Calvert JE. Hypersensitivity pneumonitis: current concepts. 

Eur Respir J 2001; 32:81s-92s. 

8. Agache IO, Rogozea L. Management of hypersensivity 

pneumonitis. Clin Transl Allergy 2013; 3:5. [CrossRef] 

9. Chan AL, Juarez MM, Leslie KO, Ismail HA, Albertson TE. 

Bird fancier's lung: a state-of-the-art review. Clin Rev Allergy 

Immunol 2012; 43:69-83. [CrossRef] 

10. Hirschmann JV, Pipavath SN, Godwin JD. Hypersensitivity 

pneumonitis: a historical, clinical, and radiologic review. 

Radiographics 2009; 29:1921–38. [CrossRef] 



CASE REPORT 

OLGU SUNUMU 

Esra Ertan, Nihal Geniş, İlyas Kocabağ, Veysel Yılmaz, Mehmet Tutar 


Mounier-Kuhn syndrome is a rare syndrome characterized 

by tracheobronchomegaly resulting from the 

loss or atrophy of musculo-elastic fibers within the 

trachea and main bronchi wall. This syndrome is 

more common in the third or fourth decades of life. 

The diagnosis can usually be made by measuring the 

diameters of trachea and main bronchi radiologically. 

A 52-year-old male patient was referred to our outpatient 

clinic with chronic productive cough and 

recurrent respiratory tract infections. We detected 

tracheobronchomegaly, tracheal diverticula, and 

bronchiectasis in the chest CT scans. This rare case is 

presented due to later onset than expected and very 

demonstrative radiological findings. 

Key words: Mounier-Kuhn syndrome, tracheobronchomegaly, 

tracheal diverticula. 

Clinic of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Chest 

Surgery Hospital, İstanbul, Turkey 

Mounier-Kuhn sendromu (MKS) trakea ve ana bronş 

duvarındaki muskuloelastik fibrillerin kaybolması veya 

atrofisi sonucu oluşan ve trakeobronkomegali ile 

karakterize nadir bir sendromdur. Bu sendromun 

tanısı daha çok hayatın 3. veya 4. dekatında konulmaktadır. 

Tanı genellikle trakea ve ana bronşların 

çaplarının radyolojik olarak ölçülmesi ile konur. Elli 

iki yaşında bir erkek hasta kronik prodüktif öksürük ve 

tekrarlayan solunum yolu infeksiyonları nedenleri ile 

polikliniğimize sevk edilmiş. Bilgisayarlı tomografi 

incelemesinde trakeobronkomegali, trakeal ve bronşiyal 

divertiküller ve bronşektazik alanlar saptadık. Bu 

nadir olguyu beklenenden daha geç başlangıçlı olması 

ve çok eğitici radyolojik bulgular nedeniyle 

sunduk. 

Anahtar Sözcükler: Mounier-Kuhn sendromu, trakeobronkomegali, 

trakeal divertikül. 

Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Hastanesi, 

Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 


Correspondence (İletişim): Esra Ertan, Clinic of Chest Diseases, Yedikule Chest Diseases and Chest Surgery Hospital, İstanbul, 

Turkey 

e-mail: esraertan76@yahoo.com 

130


Anatomic abnormalities of the airways and lungs should 

also be considered in patients with recurrent respiratory 

tract infections. Mounier-Kuhn syndrome is a rare syndrome 

characterized by abnormal enlargement of the 

trachea and main bronchi. This syndrome is more common 

in the third or fourth decades of life. A radiological 

diagnosis is made by measuring the diameter of the trachea 

and main bronchi. The syndrome may be accompanied 

by bronchiectasis, diverticulum, and recurrent 

infections of the lower respiratory tract (1). 

CASE 

A 52-year-old male patient was admitted to our outpatient 

clinic with complaints of chronic cough and sputum. 

The patient had these symptoms for 16 years, particularly 

during the winter months, and he used antibiotics due to 

the increase in the amount of sputum. He had a smoking 

history of 20 packs/year and has been an ex-smoker for 

ten years. He was working in the technical service department 

of a lift company. The patient had hyperlipidemia 

and adenoidectomy operation 10 years prior. His family 

history was not significant. 

The examination of the respiratory system revealed inspiratory 

crackles at the left lower field. Pulmonary function 

tests (PFT) indicated mild bronchial obstruction. There 

was no significant finding in the flow-volume loop. Enlargement 

of the trachea and non-homogeneously increased 

density in the left lower zone were detected in the 

chest x-ray (Figure 1). The chest CT scan showed tracheobronchomegaly 

with an increase in the transverse diameter 

of the trachea, right and left main bronchus measured 

as 40 mm, 21.5 mm, and 19 mm, respectively. 

Minimal cystic bronchiectasis was detected in the right 

middle lobe; widely cystic bronchiectasis was seen in the 

lingula and the left lower lobe (Figure 2). There was also 

evidence of multiple diverticula involving trachea (sawtooth 

appearance and ondulation signs) (Figure 3). 

Laboratory tests revealed increased erythrocyte sedimentation 

rate (55 mm/h) and C-reactive protein level (8 

mg/dl; normal=0-5mg/dl). He was evaluated by rheumatologist 

and no accompanying connective tissue disease 

was detected. The patient was diagnosed as primary 

MKS. We offered him to have respiratory physiotherapy 

and prescribed appropriate antibiotic for infected bronchiectasis. 

Figure 1: Chest x-ray of the patient 

Figure 2: Dilatation of the trachea and main bronchi and cystic bronchiectasis 

appearance in CT 

Figure 3: Sawtooth appearance and ondulation sign 


Mounier-Kuhn Syndrome: A Rare Cause of Recurrent Respiratory Tract Infections | Ertan et al. 

DISCUSSION 

Mounier-Kuhn syndrome is a rare disease characterized 

by abnormal enlargement of the trachea and main bronchi. 

Clinical, radiological, and endoscopic findings of this 

syndrome were first identified by Mounier-Kuhn in 1932 

(2). It is slightly more common in males and in the third 

or fourth decades of life. However, as in our patient, 

there have been reported cases detected over the age of 

50 and in childhood (3,4). An association has been reported 

between tracheobronchomegaly and Marfan syndrome, 

Ehler-Danlos, Kenny Caffey syndrome, connective 

tissue diseases, Bruton-type agammaglobulinemia, ankylosing 

spondylitis, ataxia-telangiectasia, Cutis Laxa, and 

light chain deposition disease (5). However, as in this 

case, most cases are sporadic and the etiology is unknown. 

The loss and atrophy of elastic and smooth muscle 

tissue of the wall of trachea and main bronchi was 

observed in the autopsy series (6). 

Mucociliary clearance and cough mechanisms are not 

effective in tracheobronchomegaly. Therefore, patients 

usually visit physicians for recurrent respiratory tract infections, 

as in the current case. If there is no infection, the 

disease may be asymptomatic. Occasionally, the clinical 

picture may be accompanied by dyspnea and hemoptysis 

with the development of bronchiectasis. More rarely, 

spontaneous pneumothorax, massive hemoptysis and 

clubbing can be observed (3,7,8). 

Mounier-Kuhn syndrome is diagnosed with radiological 

imaging. In adults, measuring diameters for the trachea, 

the right main bronchus and the left main bronchus, over 

30 mm, 24 mm, and 23 mm, respectively, are diagnostic 

in the chest radiograph. Trachea and main bronchi diameters 

for the diagnosis of Mounier-Kuhn syndrome in 

the CT scans are given in Table 1 (5). Tracheobronchomegaly 

is often accompanied by bronchiectasis and 

tracheal diverticula. Bronchiectasis is usually bilateral and 

in saccular formation (9). In the current case, bronchiectasis 

was cystic in formation and bilateral, but more 

common in the left. Tracheal diverticula radiologically 

elicit a sawtooth appearance and ondulation sign. The 

CT scan of the current patient revealed gross enlargement 

of the trachea and evidence of diverticula was 

clearly observed on the trachea and main bronchi. 

Treatment of the disease involves respiratory physiotherapy 

to aid in the removal of secretions, and the administration 

of appropriate antibiotics during the attacks (3,10). 

Previous studies reported that tracheobronchoplasty and 

stent application improves respiratory function and quality 

of life in severe cases (11,12). 

Table 1: Diagnostic criteria for tracheobronchomegaly with relative 

transverse diameters of airway at CT scan 

Trachea 

(mm) 

Right main 

bronchus (mm) 

Left main 

bronchus (mm) 

Female 21 19.8 17.4 

Male 25 (40)* 21.1 (21.5)* 18.4 (19)* 

* Our patient’s diameters 

As a result, assessment of the anatomy of the lungs and 

airways has great importance to determine the etiology of 

chronic productive cough and recurrent respiratory tract 

infections. Mounier-Kuhn syndrome should be kept in 

mind in the differential diagnosis of recurrent tract infections. 




Concept - E.E., N.G., İ.K., M.T., V.Y.; Planning and Design 

- E.E., N.G., V.Y., İ.K., M.T.; Supervision - E.E., 

N.G., İ.K., V.Y., M.T.; Funding - E.E., V.Y., N.G., İ.K., 

M.T.; Materials - E.E., M.T., V.Y., İ.K., N.G.; Data Collection 

and/or Processing - N.G., M.T., E.E., V.Y., İ.K.; 

Analysis and/or Interpretation - E.E., N.G., İ.K., V.Y., 

M.T.; Literature Review - E.E., N.G., İ.K., V.Y., M.T.; 

Writing - E.E., N.G., İ.K., V.Y., M.T.; Critical Review - 

V.Y., İK., M.T., N.G., E.E. 


Fikir - E.E., N.G., İ.K., M.T., V.Y.; Tasarım ve Dizayn - 

E.E., N.G., V.Y., İ.K., M.T.; Denetleme - E.E., N.G., İ.K., 

V.Y., M.T.; Kaynaklar - E.E., V.Y., N.G., İ.K., M.T.; Malzemeler 

- E.E., M.T., V.Y., İ.K., N.G.; Veri Toplama 

ve/veya İşleme - N.G., M.T., E.E., V.Y., İ.K.; Analiz 

ve/veya Yorum - E.E., N.G., İ.K., V.Y., M.T.; Literatür 

Taraması - E.E., N.G., İ.K., V.Y., M.T.; Yazıyı Yazan - E.E., 

N.G., İ.K., V.Y., M.T.; Eleştirel İnceleme - V.Y., İK., M.T., 

N.G., E.E. 

REFERENCES 

1. Lazzarini-de-Oliveira LC, Costa de Barros Franco CA, 

Gomes de Salles CL, de Oliveira AC Jr. A 38-year-old 

man with tracheomegaly, tracheal diverticulosis, and 

bronchiectasis. Chest 2001; 120:1018-20. [CrossRef] 

2. Mounier-Kuhn P. Dilatation de la trachee: constatations 

radiographiques et bronchoscopiques. Tracheal dilata- 



tion: radiography and bronchoscopy findings. Lyon Med 

1932; 150:106-9. 

3. Woodring JH, Howard RS 2nd, Rehm SR. Congenital 

tracheobronchomegaly (Mounier-Kuhn syndrome): a report 

of 10 cases and review of the literature. J Thorac 

Imaging 1991; 6:1-10. [CrossRef] 

4. Celik B, Bilgin S, Yuksel C. Mounier-Kuhn syndrome: a 

rare cause of bronchial dilation. Tex Heart Inst J 2011; 

38:194-6. 

5. Menon B, Aggarwal B, Iqbal A. Mounier-Kuhn syndrome: 

report of 8 cases of tracheobronchomegaly with associated 

complications. South Med J 2008; 101:83-7. 

[CrossRef] 

6. Spencer H. Congenital abnormalities of the lung: Congenital 

tracheobronchomegaly. In: Spencer H, ed. Pathology 

of the lung. 4th ed. Oxford, UK: Pergamon Press; 

1985:129-30. 

7. Haro M, Vizcaya M, Jiménez López J, Núñez A, Loeches 

N, Mansilla F. Tracheobronchomegaly: an exceptional 

predisposing factor for pulmonary aspergillomas and 

massive hemoptysis. Arch Bronconeumol 2000; 36:103- 

5. 

8. Ciftci B, Yilmaz A, Erdoğan Y, Biber C, Turay UY, Ergun P 

ve ark. Mounier-Kuhn sendromu: olgu sunumu ve literatürün 

gözden geçirilmesi. Solunum Hastalıkları 2007; 

18:79-83. 

9. Bateson EM, Woo-Ming M. Tracheobronchomegaly. Clin 

Radiol 1973; 24:354-8. [CrossRef] 

10. Jaiswal AK, Munjal S, Singla R, Jain V, Behera D. A 46- 

year-old man with tracheomegaly, tracheal diverticulosis, 

and bronchiectasis: Mounier-Kuhn syndrome. Lung India 

2012; 29:176-8. [CrossRef] 

11. Odell DD, Shah A, Gangadharan SP, Majid A, Michaud 

G, Herth F, et al. Airway stenting and tracheobronchoplasty 

improve respiratory symptoms in Mounier-Kuhn 

syndrome. Chest 2011; 140:867-73. [CrossRef] 

12. Dalar L, Eryüksel E, Koşar F, Karasulu AL, Urer N, 

Sökücü SN, at al. Central airway obstruction due to malignant 

fibrous histiocytoma metastasis in a case with 

Mounier-Kuhn syndrome. Tuberk Toraks 2012; 6:167-

Respircase Cilt: 3 - Sayı: 2 Yıl: 2014

You also want an ePaper? Increase the reach of your titles

Delete template?

Save as template?