Respircase Cilt: 6 - Sayı: 1 Yıl: 2017

RESPIRATORY CASE REPORTS 

Ulusal Bilimsel Danışma Kurulu 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

 

UluslararasıBilimsel Danışma Kurulu


Respir Case Rep 2017;6(1):1-4 DOI: 10.5505/respircase.2017.61587 

OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Carina at the Carina: Spirometry Leading to 

the Diagnosis of an Unusual Foreign Body 

within the Tracheobronchial Tree 

Trakeobronşial Ağaçta Spirometre ile Tanısı Konan Alışılmadık bir Yabancı 

Cisim: Karinada Lades Kemiği 

Fahed Abdullah, Ghouse Ahmed Khan, Sandeep Saboo, Raheem Hussain, Ashfaq Hasan 

Abstract 

Foreign bodies in the lung can be difficult to diagnose. 

They may result in unusual symptoms leading 

to confusion about the diagnosis. Spirometry can 

sometimes provide a clue to a mainstem obstruction, 

although it may be compromised by artifacts. Herein, 

we present a case of an unusual foreign body within 

the tracheobronchial tree, for which spirometry provided 

the indication for bronchoscopy. 

Key words: Foreign body, spirometry, bronchoscopy. 

Özet 

Akciğerdeki yabancı cisimlerin tanısı zor olabilmektedir. 

Bunlar tanıda karışıklığa yol açıp beklenmedik 

semptomlara da neden olabilirler. Solunum fonksiyon 

testi (SFT), bazı artefaktlardan dolayı yanıltıcı olsa da, 

bir ana bronştaki obstrüksiyonun ipucunu bazen 

bizlere verebilmektedir. SFT sonrası bronkoskopi 

endikasyonu koyduğumuz ve trakeobronşial ağaçta 

beklenmedik bir yabancı cisim saptadığımız olguyu 

sunuyoruz. 

Anahtar Sözcükler: Yabancı cisim, spirometre, bronkoskopi. 

Foreign bodies in the respiratory tract can be notoriously 

difficult to diagnose owing to the nonspecificity 

of the symptoms that they evoke. On 

many occasions, the symptoms are regarded to be 

representative of asthma (or in case of a smoker, 

of COPD), or of lower respiratory tract infection. 

The problem may be further confounded by the 

fact that the foreign bodies may themselves evoke 

a lower respiratory tract infection, treatment of 

which may transiently relieve the symptoms, leading 

to a further delay in diagnosis. Spirometry is by 

no means a specific means of arriving at the diagnosis 

of a foreign body in the tracheobronchial 

tree; however, it may occasionally provide an extremely 

valuable clue to the diagnosis. 

Department of Respiratory Medicine, Owaisi Hospital and Research 

Centre, Deccan College of Medical Sciences, Hyderabad, 

India 

Owaisi Hastanesi ve Araştırma Merkezi, Deccan Tıp Bilimleri 

Fakültesi, Solunum Hastalıkları AD, Haydarabad, Hindistan 

Submitted (Başvuru tarihi): 30.04.2016 Accepted (Kabul tarihi): 23.06.2016 

Correspondence (İletişim): Ashfaq Hasan, Department of Respiratory Medicine, Owaisi Hospital and Research Centre, Deccan 

College of Medical Sciences, Hyderabad, India 

e-mail: naziauzma@rediffmail.com 

1

Respiratory Case Reports 

CASE 

A 63-year-old male smoker presented to the pulmonary 

outpatient clinic of our hospital with a two-month history 

of cough with scanty expectoration and shortness of 

breath with several mild wheezy episodes. There was no 

previous history of asthma. He had no relief despite 

about four courses of antibiotics. He had no fever or 

weight loss. There was no history of any allergies. 

Figure 1a and b: At presentation, the chest x-ray was essentially normal 

(a) while the flow volume curve showed an obstructive tracing (b) 

Figure 2a, b and c: Foreign body in situ (a) and retrieved, showing a 

piece of the chicken’s carina (b). The carina or breastbone of the chicken 

is shown for comparison (c) 

Cilt - Vol. 6 Sayı - No. 1 2

Carina at the Carina: Spirometry Leading to the Diagnosis of an Unusual Foreign Body within the Tracheobronchial Tree | Hasan et al. 

Physical examination revealed normal findings, except a 

mild postnasal drip. On auscultation, a mild wheeze was 

audible over both lungs, being somewhat louder over the 

right lung than over the left. 

The chest X-ray findings were normal (Figure 1a). Spirometry 

showed an obstructive-restrictive pattern, obstruction 

being the more dominant. In particular, the flowvolume 

loop showed a well-marked concavity typical of 

obstruction (Figure 1b). 

In view of the fact that the patient was a current smoker, a 

neoplasm within one of the bronchi was considered reasonable. 

Bronchoscopy revealed a foreign body on either 

side of the main carina; i.e., a relatively large piece impacted 

in the right main bronchus and a smaller fragment 

within the left main bronchus (Figure 2a). 

There was a foreign body in situ and it was retrieved, 

showing a piece of the chicken’s carina (Figure 2b). The 

carina or breastbone of the chicken is shown for comparison 

(Figure 2c). 

The entire fragment within the left main bronchus and a 

portion of the piece within the right main bronchus was 

extracted by flexible bronchoscopically at the first session. 

Since the remainder of the bone was tightly embedded 

within the inflamed mucosa of the right main bronchus, a 

course of broad-spectrum antibiotic, oral steroid and 

inhaled bronchodilator was given, following which the 

remnant was successfully removed. This was identified as 

chicken bone (Figure 2b), a part of the chicken’s sternum 

referred to as the carina (1) (Figure 2c). 

The patient, as well as his spirometric tracing, improved 

following the procedure (Figure 3a). However, he still 

smokes. 

The flow volume loop is seen to have reverted to a normal 

configuration following removal of the foreign body 

(Figure 3a). A schematic representation of a classical 

biphasic spirogram is shown for comparison (Figure 3b). 

the foreign body) by a short course of antibiotic and antiinflammatory 

agents can help make the task easier. 

DISCUSSION 

The initial diagnosis at presentation was that of a lower 

respiratory tract infection. This patient was admitted to 

being a current smoker, and due to the concerns that 

there could exist a neoplasm within one of the bronchi, 

bronchoscopy was performed. The extraction of foreign 

bodies has till fairly recently been within the domain of 

the rigid bronchoscopy; however, the availability of a 

multitude of innovations such as snares and wire-loops 

has enabled extraction of a variety of foreign bodies by 

the less intrusive flexible bronchoscope. The reduction of 

the edema and secretions (that almost invariably surround 

Figure 3a and b: The flow volume loop is seen to have reverted to a 

normal configuration following removal of the foreign body (a). A schematic 

representation of a classical ‘biphasic spirogram’ is shown for 

comparison (b) 

The initial flow-volume loop showed an obstructive pattern. 

It is relevant to emphasize here that a biphasic pattern 

in the flow volume loop which is regarded to be 

characteristic of obstruction of a mainstem bronchus (2) 

(Figure 3b) was not seen in our case. An end-expiratory 

tailing (Figure 1b: open arrow), however, did raise the 

possibility of an intrabronchial obstructive lesion (3,4), 

particularly against the background of an absence of 

3 www.respircase.com


asthma or chronic obstructive pulmonary disease (COPD). 

It is evident from the flow-volume loop that there occurred 

some leakage of part of the exhaled outside the 

mouthpiece during the performance of the forced expiratory 

maneuver (Figure 1b: closed arrow), leading to a 

premature return of the inspiratory curve to the baseline, 

and this very likely masked any flattening of the terminal 

part of the inspiratory loop—which would otherwise complete 

the classic biphasic flow-volume loop (2,5) (a plateauing 

of the expiratory loop being the first requirement). 

The flow-volume loop showed a marked improvement 

following the extraction of the foreign body (Figure 3a). 

Review of the literature for spirometric abnormalities leading 

to the diagnosis of a bronchial pathology—either a 

foreign body or a bronchostenosis— revealed a limited 

number of cases of a similar nature to the one presented 

here. Of particular interest were the reports published by 

Uzun et al. (6) who found a metallic screw within the 

tracheobronchial tree of a patient with an abnormal spirometry, 

and of Gascoigne et al. (2) and Rhodes et al. (3) 

who made a difficult diagnosis of a narrowed bronchial 

lumen based on an abnormal spirogram. Indeed, none of 

the studies other than those by Uzun et al. (6) made a 

diagnosis of a foreign body, but rather of either a mainstem 

bronchial stenosis or a tumor. 

In conclusion, physicians should be alert to the possibility 

of intrabronchial obstruction following the development 

of a new-onset wheeze, particularly one that is asymmetric 

or unresponsive to therapy. Although a biphasic flowvolume 

curve can be a clue to the diagnosis of an intrabronchial 

pathology (such as a tumor or a foreign 

body), it is not mandatory. An expiratory tailing of the 

flow-volume loop may of itself provide a due to diagnosis, 

particularly in the absence of associated obstructive lung 

disease. Spirometric artifacts generated by the leakage of 

air outside the system during a forced expiratory maneuver 

can mask the inspiratory plateauing and prevent the 

generation of a typical biphasic flow-volume curve. 

AUTHOR CONTRIBUTIONS 

Concept - F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Planning and 

Design - F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Supervision - F.A., 

G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Funding -; Materials - F.A.; Data 

Collection and/or Processing - R.H.; Analysis and/or 

Interpretation - S.S.; Literature Review - G.A.K.; Writing - 

F.A.; Critical Review - A.H. 

YAZAR KATKILARI 

Fikir - F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Tasarım ve Dizayn - 

F.A., G.A.K., S.S., R.H., A.H.; Denetleme - F.A., G.A.K., 

S.S., R.H., A.H.; Kaynaklar -; Malzemeler - F.A.; Veri 

Toplama ve/veya İşleme - R.H.; Analiz ve/veya Yorum - 

S.S.; Literatür Taraması - G.A.K.; Yazıyı Yazan - F.A.; 

Eleştirel İnceleme - A.H. 

REFERENCES 

1. Duezler A, Ozgel O, Dursun N. Morphometric analysis of 

the sternum in avian species. Turk J Vet Anim Sci 2006; 

30:311-4. 

2. Gascoigne AD, Corris PA, Dark JH, Gibson GJ. The biphasic 

spirogram: a clue to unilateral narrowing of a 

main stem bronchus. Thorax 1990; 45:637-8. 

3. Rhodes ML. End inspiratory plateau: Flow volume loop 

(FVL) in localized bronchial stenosis. Am Rev Respir Dis 

1980; 121:s182. 

4. Gelb AF, Tashkin DP, Epstein JD, Szeftel A, Farishter R. 

Physiological characteristics of a malignant unilateral 

main-stem bronchial obstruction. Diagnostic and Nd- 

YAG laser treatment. Am Rev Respir Dis 1988; 

138:1382-5. 

5. Jett JR. The flow-volume loop and main-stem bronchial 

obstruction. Am Rev Respir Dis 1899; 38:1379-80. 

6. Uzun O, Altintas N. A very unusual iatrogenic tracheal 

foreign body. Respiratory Medicine CME 2011; 4:146–8. 

[CrossRef] 

CONFLICTS OF INTEREST 

None declared. 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Tuberculous Meningitis in Two-Year-Old Male 

Boy: Evidence of Recent Transmission from 

Mother to Baby 

Anneden Çocuğa Bulaşmanın Kanıtı Olarak Tüberküloz Menenjitli İki Yaşında 

Erkek Çocuk 

Shital Patil 1 , Nilesh Nagargoje 2 , C. R. Choudhary 3 

Abstract 

Tuberculous (TB) meningitis is the commonest infectious 

disease of central nervous system in pediatric 

and geriatric cases. Tuberculosis can be prevented in 

children by diagnosing and treating cases of active 

TB amongst adults, as pediatric cases always acquire 

it passively from household contact of adults suffering 

from TB as disease in adults is multibacillary. Although 

significant data is available for the prevention 

of childhood extra-pulmonary and disseminated TB, 

offering them Bacillus Calmette-Guerin (BCG) vaccination, 

it is still not routinely offered during vaccination. 

In this case report, a two-year child with a history 

of failure to thrive and constitutional symptoms 

diagnosed with disseminated extra-pulmonary TB 

presenting as TB meningitis with a history of contact 

with the mother suffering from active sputum positive 

pulmonary TB receiving anti-TB treatment. In conclusion, 

we recommend BCG vaccination to all newborns, 

and tuberculin skin testing and isoniazid 

prophylaxis to the contact of adults with sputum positive 

pulmonary TB cases in India. 

Key words: Tuberculous meningitis, BCG Vaccination, 

isoniazid, tuberculin skin test, recent transmission, 

mother to child. 

Özet 

Tüberküloz menenjit, pediatrik ve geriatrik olgularda 

en sık görülen santral sinir sistemi enfeksiyonudur. 

Pediatrik olgular, basil yayan erişkin tüberküloz hastaları 

ile yakın temas sonucu hasta oldukları için aktif 

erişkin tüberküloz olgularının tanı ve tedavilerinin 

yapılması ile çocukların bu hastalıktan korunması 

mümkün olabilir. Çocukluk çağında yapılan BCG 

aşılanması ile akciğer dışı ve yaygın tüberkülozdan 

çocukların korunduklarına dair anlamlı veriler bulunmasına 

rağmen, halen aşılama rutin olarak yapılmamaktadır. 

Bu olgu sunumunda, gelişme geriliği ve 

konstitüsyonel semptomları olan ve yaygın akciğer 

dışı tüberkülozun menenjit formunda ortaya çıktığı, iki 

yaşındaki çocuk sunulmuştur. Çocuğun tüberküloz 

yakın teması olarak annesinin yayma pozitif akciğer 

tüberkülozu olduğu ve antitüberküloz tedavi aldığı 

belirlenmiştir. Sonuç olarak, Hindistan’da, tüm yeni 

doğanlara BCG aşısı yapılmasını ve yayma pozitif 

akciğer tüberkülozlu erişkinlerin temaslılarının tüberkülin 

testinin yapılarak isoniyazid proflaksisine alınmasını 

tavsiye ediyoruz. 

Anahtar Sözcükler: Tüberküloz menenjit, BCG aşısı, 

isoniyazid, tüberkülin deri testi, anneden çocuğa 

bulaşma. 

1 Department of Pulmonary Medicine, MIMSR Medical College, 

Latur, Maharashtra, India 

2 Department of Internal Medicine, Government Medical College, 


3 Department of Pulmonary Medicine, Dr. S.N. Medical College, 


1 MIMSR Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları AD, Latur, Maharaştra, 

Hindistan 

2 Devlet Tıp Fakültesi, İç Hastalıkları AD, Latur, Maharaştra, 

Hindistan 

3 Dr. S.N. Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları AD, Latur, Maharaştra, 

Hindistan 


Correspondence (İletişim): Shital Patil, Department of Pulmonary Medicine, MIMSR Medical College, India 

e-mail: drsvpatil1980@gmail.com 

5


The World Health Organization (WHO) current estimates 

in 2015 are that one million children currently suffer from 

TB worldwide (

Tuberculous Meningitis in Two-Year-Old Male Boy: Evidence of Recent Transmission from Mother to Baby | Patil et al. 

All these features suggestive of infective etiology and TB 

needs to be ruled out. 

We performed cerebrospinal fluid examination and results 

were observed as: 

-Proteins-110 gm% 

-Glucose- 56 mg% 

-Total nucleated cells-428/mm 3 

-Differential cell count on smear- 90% lymphocytes and 

10% neutrophils 

-Gram staining and Ziehl-Neelsen staining were inconclusive 

-ADA (adenosine deaminase level) in cerebrospinal fluid- 

24 units/liter 

Blood sugar level is 110 mg%. 

Complete blood counts were as follows: 

Hemoglobin 8.6 gm%, total white blood cells counts 

6000/mm3, predominant lymphocytes on differential 

counts, platelets were 4.5 lacs. 

compliance and adherence of ATT with high protein diet. 

We followed child for near complete response to chemotherapy. 

After four weeks steroids and streptomycin for 90 

days discontinued and the rest three oral drugs were 

continued until six months. After 24 weeks, isoniazid and 

rifampin were continued until 12 months of initiation of 

treatment. Response to ATT is excellent with complete 

radiological clearance of dilated ventricles on CT brain 

and no residual neurological deficit clinically. 

Figure 3: Plain cranial CT (non-contrast) 

Figure 2: Anterio-posterior chest X-ray view of child showing ‘bilateral 

hilar enlargement with bilateral discrete randomly placed nodular opacities’ 

predominantly in lower fields and paracardiac regions. 

The child was started on anti-TB treatment consisting of 

four anti-TB drugs Isoniazid, rifampin, pyrazinamide, and 

streptomycin on the day of admission as per body weight. 

No cerebral decongestants were required as anterior 

fontanel was open. In addition to anti-TB drugs, we started 

dexamethasone and continued it for four weeks in 

tapering dosages. No seizures or any neurodeficit was 

observed during hospitalization with complete tolerance 

and compliance to all three oral anti-TB drugs and one 

parenteral drug. We discharged child after 20 days of 

hospitalization with adequate weight gain and advice for 

Figure 4: Contrast-enhanced cranial CT 

DISCUSSION 

Tuberculous meningitis occurs mainly in developing 

countries where tuberculosis TB is more common and the 



wider incidence of the human immunodeficiency virus 

(HIV) favors the onset of a great number of cases. Children 

are among the subjects who most frequently suffer 

from TBM due to their relative inability to contain primary 

mycobacterium tuberculosis infection in the lung (4). 

Tuberculous meningitis is a devastating disease with 

about 30% mortality in the most severe forms; moreover, 

50% of survivors have neurological sequelae, despite 

apparently adequate administration of antibiotics (5). 

Tuberculous meningitis develops in two steps. Mycobacterium 

tuberculosis bacilli enter the host by droplet inhalation. 

Localized infection escalates within the lungs with 

dissemination to the regional lymph nodes. In individuals 

who develop TB meningitis, bacilli seed to the meninges 

or brain parenchyma, resulting in the formation of small 

sub-pial or sub-ependymal foci of metastatic caseous 

lesions, termed Rich foci. The second step in the development 

of TBM is an increase in size of a Rich focus, until 

it ruptures into the subarachnoid space. The location of 

the expanding tubercle (i.e., Rich focus) determines the 

type of the central nervous system (CNS) involvement. 

Tubercles rupturing into the subarachnoid space cause 

meningitis (6). 

Currently, more than two billion people (i.e., one third of 

the world’s population) are infected with TB, of which 

approximately 10% will develop clinical disease. The 

incidence of TB is related to the prevalence of TB in the 

community, and it is still the most common type of chronic 

CNS infection in developing countries (6). 

Although early and rapid identification of TB meningitis is 

crucial for successful disease management, in most of the 

cases, diagnosis is significantly delayed. Initial signs and 

symptoms of disease are non-specific, and the suspicion 

of TBM usually arises only some days or weeks after the 

disease’s onset and is not different in children who have 

or have not been vaccinated with BCG. Fever, headache, 

anorexia, and vomiting characterize the prodromal of the 

disease in older children, whereas failure to thrive, poor 

appetite, vomiting, and sleep disturbances are more 

common in younger ones (7). Tuberculous meningitis is 

more easily suspected, when these symptoms are associated 

with a history of recent contact with a case of documented 

TB. 

Walker et al. (9) reported that BCG vaccination is partially 

protective against TB meningitis; therefore, a history of 

BCG vaccination or the presence of a BCG vaccination 

scar affords some degree of reassurance, when considering 

a diagnosis of TBM. In patients in whom TBM is suspected 

clinically, the diagnosis must be rigorously investigated; 

a history of BCG vaccination does not rule out the 

diagnosis (8,9). 

In 1948, the British Medical Research Council developed 

a method for staging the severity of the disease, as follows: 

• Stage I describes the early non-specific symptoms and 

signs including apathy, irritability, headache, malaise, 

fever, anorexia, nausea, and vomiting without any alteration 

in the level of consciousness. 

• Stage II describes altered consciousness without coma 

or delirium, but with minor focal neurological signs; 

symptoms and signs of meningism and meningitis are 

present, in addition to focal neurological deficits, isolated 

CNS palsies, and abnormal involuntary movements. 

• Stage III describes an advanced state with stupor or 

coma, dense neurological deficits, seizures, posturing, 

and/or abnormal movements. 

The CSF modifications are common in children with TB 

meningitis. In these cases, CSF shows a clear appearance, 

moderate pleocytosis with a predominance of lymphocytes, 

an increase in protein content and a very low glucose 

concentration. These findings are different from 

those usually reported for typical bacterial meningitis in 

which CSF is opaque, pleocytosis is very high, and neutrophils 

are predominant. Reduction in glucose content is 

usually less marked in comparison to purulent bacterial 

meningitis, where CSF glucose values below 5 mg/dL will 

often be found. Clear appearance, white blood cell count 

between 50 and 500 per mL with 50% or more lymphocytes, 

protein content greater than 1 g/L and glucose 

content less than 2.2 mmol/L are considered to be indicative 

of TB meningitis. However, atypical CSF findings 

have been repeatedly described in children with TB meningitis 

(8). 

The ADA activity test is a rapid test which represents the 

proliferation and differentiation of lymphocytes as a result 

of the activation of cell-mediated immunity after TB meningitis. 

It yields good results in the diagnosis of the pleural, 

peritoneal and pericardial forms of tuberculosis. When 

applied to patients with TB meningitis, it was found that 

ADA activity could not distinguish between TBM and other 

types of bacterial meningitis; however, it could add useful 

information to suggest TB meningitis once meningitis due 

to different pathogens has been ruled out. The ADA values 

from 1 to 4 U/L (sensitivity >93% and specificity 

8 

U/L (sensitivity 96%) can improve 

the diagnosis of TB meningitis (p


values between 4 and 8 U/L are insufficient to confirm or 

exclude the diagnosis of TB meningitis (p= 0.07) (10). 

Similarly to clinical and laboratory findings, cerebral imaging 

can also contribute to diagnosing probable or 

possible TB meningitis. However, discrimination between 

TB meningitis and another cerebral disease is frequently 

very difficult. The most common brain CT or MRI features 

in children with TBM are hydrocephalus, which can be 

demonstrated in about 80% of cases, and basal meningeal 

enhancement, found in 75% of young patients. Infarction, 

as a result of ongoing vasculitis, particularly of 

the basal ganglia and of the areas of the medial striates 

and thalamo-perforating arteries and tuberculoma can be 

found in a smaller number of TBM pediatric cases. However, 

a combination of basal meningeal enhancement, 

infarction and hydrocephalus was found to have a high 

specificity for the diagnosis of TB meningitis, whereas 

basal meningeal enhancement was reported as the most 

sensitive feature (11). 

The evidence of TB infection or disease outside the CNS 

can significantly increase the probability or possibility that 

a child with cerebral signs and symptoms can have TB 

meningitis. However, a great number of patients, particularly 

when HIV negative, will present with normal chest 

radiography or negative tuberculin skin testing (12). 

Moreover, particularly in high TB prevalence areas, a 

positive skin test with an unrelated illness has been frequently 

documented. Taking samples from sites of frequent 

TB infection such as lymph nodes, lung and gastric 

fluid can increase the likelihood of a positive culture. 

Gastric aspiration was positive in 68% of children with 

TBM (13). 

Before the emergence of multidrug-resistant M. tuberculosis, 

three drugs were considered adequate for the first 

phase. More recently, to address the problem of resistance, 

four antibiotics for the initial months of treatment 

are preferred. However, there is no agreement on the 

duration of each of the two phases and on the total 

length of therapy. The intensive phase can range from 

two to six months and total treatment from six months to 

one year (14). For several years now, the drugs considered 

essential by the World Health Organization (WHO) 

to treat pulmonary TB in children are isoniazid (INH), 

rifampin (RMP), pyrazinamide (PZA), and ethambutol 

(EMB)(15). 

World Health Organization regimen to treat Tuberculosis 

(15) 

Isoniazid 10-15 mg/kg/24 h (max 300 mg) orally for 6 

months 

Rifampin 10-20 mg/kg/24 h (max 600 mg) orally for 6 

months 

Pyrazinamide 15-30 mg/kg/24 h (max 2 g) orally for 2 

months 

Streptomycin 20-40 mg/kg (max 1 g) intramuscular or 

intravenous for 2 months 

Prednisone 2 mg/kg/24 h orally for 4 weeks, followed by 

a reducing course over 1-2 weeks. 

In meningitis, most of the damage derives from the immune 

response elicited by the presence of bacterial pathogens 

in the CNS. This leads to a very relevant inflammatory 

process with significant infiltrative, proliferative and 

necrotizing vessel pathologies. The best steroid and the 

most effective scheme of administration are not known, 

as no data comparing different regimens are available 

currently. Moreover, data collected in children are few. 

According to the suggestions of the American and European 

Scientific Societies, it can be suggested the use of 

oral compounds for three or four weeks with subsequent 

reduction in few days (16,17). 

Issues needs to be considered- 

1. BCG Vaccination and role in preventing pediatric 

disseminated tuberculosis (6) 

Following exposure to tubercle bacilli, it takes about 6 to 

8 weeks for a primary complex to develop. Six to twelve 

months after the primary infection, tuberculous meningitis, 

secondary to hematogenous spread, may occur. The 

commonest age group for tuberculous meningitis is nine 

months to three year. BCG vaccination prevents hematogenous 

dissemination and development of TBM to the 

extent of 60-80%. Immunity following vaccination takes 

about eight to ten weeks to develop during which interval 

exposure to tubercle bacilli can cause disseminated infection. 

Hence BCG vaccination is must in all the newborns 

in high TB prevalence setting particularlyin India (6). 

2. Role of Tuberculin test (18) 

The standard tuberculin test recommended for use is the 

Monteux’s test. Commercially available tuberculins in the 

country are one, two and five Tuberculin Unit (TU) PPD 

(RT23 equivalent). It is important to raise a wheal of 

about 6 mm after the intra-dermal injection and the test is 

read 48-72 hours after an injection. Ballpoint or palpatory 

methods are used to read the induration. The width of 

reaction (induration) in the horizontal plane is noted for 

interpretation. The Monteux’s test or PPD skin test is considered 

positive, if the duration is 10 mm or more. This 

cut-off was recommended using a 1 TU PPD RT23. Currently, 

the laboratories more often use 5 TU PPD (RT23 

equivalent), or sometimes even some other higher 



strengths or types of PPD are used. The standard cut-off 

of 10 mm can actually not be justified for any higher 

strength of PPD used. The reaction evoked is not only 

dependent on the amount of antigen given, but also does 

not have a linear relationship with the increasing 

strengths. Therefore, the current practice may actually 

lead to an increase in false positive reactions using the 

10-mm cut-off with the higher strength of PPD. Efforts 

should be made to use only 1 TU PPD to decrease the 

false positives and in no case strength higher than 5 TU 

should be used. The degree of reaction, including necrosis 

and ulceration, may not necessarily differentiate infected 

from diseased (18). 

3. INH prophylaxis (19) 

TB preventive therapy: The dose of INH for chemoprophylaxis 

is 10 mg/kg (instead of currently recommended 

dosage of 5 mg/kg) administered daily for six months. TB 

preventive therapy should be provided to: 

a. All asymptomatic contacts (under six years of age) of a 

smear positive case, after ruling out active disease and 

irrespective of their BCG or nutritional status. 

b. Chemoprophylaxis is also recommended for all HIV 

infected children who either had a known exposure to an 

infectious TB case or are Tuberculin skin test (TST) positive 

(≥5mm induration), but have no active TB disease. 

c. All TST positive children who are receiving immunosuppressive 

therapy (e.g. children with nephrotic syndrome, 

acute leukemia, etc.). 

d. A child born to mother who was diagnosed to have TB 

in pregnancy should receive prophylaxis for six months, 

provided congenital TB has been ruled out. BCG vaccination 

can be given at birth, even if INH chemoprophylaxis 

is planned. 

CONCLUSION 

Tuberculosis in a child represents recent and ongoing 

transmission of TB bacteria. Young children particularly 

below six years of age are most likely to become exposed 

and infected with TB by close contacts, such as family 

members. A high index of suspicion is must while evaluating 

these cases and all possible measures should be 

taken to confirm tuberculosis to have successful treatment 

outcome. Extra-pulmonary tuberculosis (EPTB) is fairly 

more common in pediatric cases with CNS involvement a 

predominant site. 

The BCG vaccination is must to all newborns in India, as 

it will prevent childhood TB and its complications. Tuberculin 

skin test has valuable role in childhood TB as it is 

one of the indicators of active disease, irrespective of 

BCG vaccination in pediatric cases below six years in 

high TB burden country such as India. The INH prophylaxis 

has best possible measure in close contacts of 

known sputum positive case, and to be considered routinely 

to all pediatric cases after ruling out active TB. 

Response to ATT is excellent, compliance is adequate and 

with insignificant side effects in pediatric cases. Duration 

of treatment and treatment outcome is similar to adults. 

We recommend extended regimens for EPTB, i.e. up to 

12 months in TB meningitis cases. 




Concept - S.P., N.N., C.R.C.; Planning and Design - S.P., 

N.N., C.R.C.; Supervision - S.P., N.N., C.R.C.; Funding - 

S.P.; Materials - S.P.; Data Collection and/or Processing 

- S.P.; Analysis and/or Interpretation - S.P.; Literature 

Review - S.P.; Writing - S.P.; Critical Review - S.P. 


Fikir - S.P., N.N., C.R.C.; Tasarım ve Dizayn - S.P., N.N., 

C.R.C.; Denetleme - S.P., N.N., C.R.C.; Kaynaklar - S.P.; 

Malzemeler - S.P.; Veri Toplama ve/veya İşleme - S.P.; 

Analiz ve/veya Yorum - S.P.; Literatür Taraması - S.P.; 

Yazıyı Yazan - S.P.; Eleştirel İnceleme - S.P. 

REFERENCES 

1. Global Tuberculosis Report”, WHO, Geneva, 2015 

www.who.int/tb/publications/global report/en/. 

2. “Childhood Tuberculosis Roadmap”, 11th November 

2012 www.stoptb.org. 

3. Garcia-Monco JC. Central nervous system tuberculosis. 

Neurologic Clinics 1999; 17:737-60. [CrossRef] 

4. Lewinsohn DA, Gennaro ML, Scholvinck L, Lewinsohn 

DM. Tuberculosis immunology in children: diagnostic 

and therapeutic challenges and opportunities. Int J Tuberc 

Lung Dis 2004; 8:658-74. 

5. Farinha NJ, Razali KA, Holzel H, Morgan G, Novelli VM. 

Tuberculosis of the central nervous system in children: a 

20-year survey. J Infect 2000; 41:61-8. [CrossRef] 

6. Udani PM. Management tuberculous meningitis. Indian J 

Pediatr 1985; 52:171-4. [CrossRef] 

7. Khemiri M, Bagais A, Becher SB, Bousnina S, Bayoudh F, 

Mehrezi A, et al. Tuberculous meningitis in Bacille 

Calmette-Guerin-vaccinated children: clinical spectrum 

and outcome. J Child Neurol 2012; 27:741-6. [CrossRef] 



8. Starke JR. Tuberculosis of the central nervous system in 

children. Semin Pediatr Neurol 1999; 6:318-31. 

[CrossRef] 

9. Walker V, Selby G, Wacogne I. Does neonatal BCG vaccination 

protect against tuberculous meningitis? Arch Dis 

Child 2006; 91:789-91. [CrossRef] 

10. Tuon FF, Higashino HR, Lopes MI, Litvoc MN, Atomiya 

AN, Antonangelo L, et al. Adenosine deaminase and tuberculous 

meningitis - a systematic review with metaanalysis. 

Scand J Infect Dis 2010; 42:198-207. 

[CrossRef] 

11. Theron S, Andronikou S, Grobbelaar M, Steyn F, Mapukata 

A, du Plessis J. Localized basal meningeal enhancement 

in tuberculous meningitis. Pediatr Radiol 

2006; 36:1182-5. [CrossRef] 

12. Akhila K, Mahadevan S, Adhisivam B. Qualitative evaluation 

of tuberculin test responses in childhood tuberculosis. 

Indian J Pediatr 2007; 74:641-4. [CrossRef] 

14. Donald PR. The chemotherapy of tuberculous meningitis 

in children and adults. Tuberculosis (Edinb) 2010; 

90:375-92. [CrossRef] 

15. Treatment of tuberculosis: guidelines – 4th ed. World 

Health Organization 2010. 

16. Centers for Disease Control. Treatment of tuberculosis. 

MMWR Recomm Rep 2003; 52:1-77. 

17. Thwaites G, Fisher M, Hemingway C, Scott G, Solomon 

T, Innes J. British Infection Society guidelines for the diagnosis 

and treatment of tuberculosis of the central nervous 

system in adults and children. J Infect 2009; 59:167- 

87. [CrossRef] 

18. Chadha VK. Tuberculin test. Indian J Pediatr 2001; 68: 

53-8. [CrossRef] 

19. IAP Working Group. Consensus statement of IAP Working 

Group: status report on diagnosis of childhood tuberculosis. 

Indian Pediatr 2010; 41:146-55. 

13. Doerr CA, Starke JR, Ong LT. Clinical and public health 

aspects of tuberculous meningitis in children. J Pediatr 

1995; 127:27-33. [CrossRef] 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Transfusion Related Acute Lung Injury After 

Iatrogenic Intrabdominal Bleeding: A Case 

Report 

İatrojenik İntrabdominal Kanama Sonrası Transfüzyon ile İlişkili Akut Akciğer 

Hasarı: Olgu Sunumu 

Mehmet Asıl 1 , Ramazan Dertli 1 , Murat Bıyık 1 , Hüseyin Ataseven 1 , Hakkı Polat 2 , Ali Demir 1 

Abstract 

Many patients need transfusion of blood products for 

various reasons. Transfusion-related acute lung injury 

(TRALI) is an important and potentially fatal complication 

which is the leading cause of transfusion-related 

deaths. It is a form of acute non-cardiogenic pulmonary 

edema. It can be diagnosed according to the 

National Heart Lung and Blood Institute (NHLBI) 

Working Group or the Canadian Consensus Conference 

criteria. Diagnosis requires an acute onset of 

hypoxemia with a ratio of partial pressure of arterial 

oxygen to fractional inspired oxygen concentration 

(PaO 2/FiO 2) less than 300 mmHg or oxygen saturation 

of ≤90% in room air associated with bilateral 

infiltrates on frontal chest radiograph in the absence 

of signs of circulatory overload. Herein, we present a 

59-year-old male case with iatrogenic intraabdominal 

bleeding due to paracentesis who developed 

TRALI following fresh frozen plasma transfusion. 

Key words: Blood transfusion, Acute Lung Injury, paracentesis. 

Özet 

Birçok hastanın çeşitli nedenlerle kan transfüzyonuna 

ihtiyacı olmaktadır. Transfüzyonla ilişkili akut akciğer 

hasarı (TRALI) hayati risk taşıyabilen önemli bir komplikasyon 

olup transfüzyonla ilişkili ölümlerin en sık 

nedenidir. TRALI bir tür akut non-kardiyojenik akciğer 

ödemi tablosudur. TRALI tanısı Ulusal Kalp-Akciğer ve 

Kan Enstitüsü Çalışma Gurubu (NHLBI) ya da Kanada 

Konsensus Toplantısı Kriterleri'ne göre konur. Tanı 

için akut hipoksi gelişimini gösteren parsiyel arteryel 

oksijen basıncının, solunan havanın fraksiyonel oksijen 

konsantrasyonuna oranının 300 mmHg'nın altında 

olması ya da oda havası solurken oksijen satürasyonunun 


(NHLBI) Working Group or The Canadian Consensus 

Conference criteria (5,6). Diagnosis requires an acute 

onset of hypoxemia with a ratio of partial pressure of 

arterial oxygen to fractional inspired oxygen concentration 

(PaO 2/FiO 2) less than 300 mmHg or oxygen saturation 

of ≤ 90% in room air associated with bilateral 

infiltrates on frontal chest radiograph in the absence of 

signs of circulatory overload (pulmonary arterial occlusion 

pressure ≤18 mmHg or a lack of clinical evidence of left 

atrial hypertension). The clinical presentation includes a 

sudden-onset respiratory failure with dyspnea, tachypnea, 

and ventilatory mechanical support is frequently needed. 

Herein, we present a 59-year-old male patient with iatrogenic 

intra-abdominal bleeding due to paracentesis who 

developed TRALI following fresh frozen plasma transfusion. 

CASE 

A 59-year-old male patient was admitted to our gastroenterology 

clinic for the complaint of diarrhea for one year. 

He underwent a mitral valve replacement operation with 

a metallic prosthetic valve 20 years ago and was on warfarin 

treatment since then. Physical examination was normal 

except the sound of metallic prosthetic heart valve on 

cardiac auscultation. Laboratory studies were unremarkable, 

except the presence of mild anemia on complete 

blood count (CBC) with hemoglobin (Hb): 10.2 g/dl and 

hematocrit (Hct): 29.9 %. Prothrombin time (PT) was 

prolonged (27.7 sec) with an international normalized 

ratio (INR) of 2.5 due to warfarin usage. Abdominal ultrasound 

showed the presence of ascites and paracentesis 

was performed for diagnostic purposes. Ascites fluid was 

clear in gross appearance and samples were sent to laboratory 

for biochemical, cytological, and microbiological 

examinations. The CBC follow-up following paracentesis 

revealed a decrease in both Hb and Hct levels, and 

iatrogenic intra-abdominal bleeding was suspected. A 

second diagnostic paracentesis was performed which 

showed a fresh blood stained ascitic fluid, Hb, and Hct 

concentrations in the ascitic fluid was measured as 6.1 

g/dl and 18% respectively. He was transferred to intensive 

care unit (ICU) for monitorization and close follow-up 

with the diagnosis of post-paracentesis iatrogenic intraabdominal 

bleeding. On immediate admission to the ICU, 

he was slightly tachycardic and hypotensive (pulse rate 

110/min, blood pressure: 95/60 mmHg). Physical examination 

findings were still unremarkable. Breathing was 

comfortable with a rate of 12/min and there were no sign 

of any respiratory distress. On auscultation, lungs were 

expanding equally and pulmonary sounds were normal. 

Laboratory studies revealed a fall in both blood Hb and 

Hct levels (Hb: 6.2 g/dl Hct: 19.1%), and PT was 18 sec 

(INR: 2.5). Immediate resuscitative measures were taken 

and transfusion of two units of packed red blood cells 

(PRBCs), and two units of fresh frozen plasma (FFP) were 

initiated. Within the following 48 hours, a total of six units 

of PRBCs and six units of FFP were transfused with close 

monitoring of vital signs, central venous pressure (CVP), 

Hb, Hct, and PT values. Within one hour after the institution 

of the last unit of transfusion of FFP, the patient developed 

a sudden-onset respiratory distress with severe 

dyspnea and tachypnea (18/min). Tachycardia and hypotension 

also developed (pulse: 120/min, blood pressure: 

85/65 mmHg). Bilateral fine crepitation were audible on 

auscultation of the lungs, and arterial blood gases 

showed the presence of hypoxia and hypercapnia (pH: 

7.41, PaO 2: 65 mmHg, pCO 2: 54 mmHg and SO 2: 

75%). The patient was immediately intubated, and tracheal 

aspiration after intubation yielded a pinky edema 

fluid of moderate amount. Chest X-ray showed diffuse 

bilateral coalescent opacities in the lungs consistent with 

pulmonary edema. There were no sign of circulatory 

volume overload and CVP was 5 mmH2O. Transthoracic 

echocardiography showed that the prosthetic valve was 

functioning properly, right and left heart chambers were 

normal with no sign of heart failure or circulatory overload. 

Cardiac wall motion was assessed as normal without 

any sign of hypokinesia and ejection fraction was 

measured as 55%. Thoracic computed tomography (CT) 

showed diffuse consolidation areas in both lungs (Figures 

1 and 2). Pulmonary vasculatures were found to be normal 

in CT with no sign of pulmonary thromboembolism. 

Based upon clinical, laboratory and radiological criteria, 

TRALI was diagnosed. Transfusion was stopped immediately. 

Vasopressor treatment and intravenous (IV) fluid 

resuscitation were initiated to correct hypotension, and 

diuretics were avoided. The patient responded well to the 

treatment, and vasopressor treatment was discontinued 

within 24 hours. Mechanical ventilatory support was continued 

for seven days, hypoxemia and hypercapnia resolved, 

and the patient was extubated after a successful 

weaning period. 

DISCUSSION 

Transfusion-related acute lung injury is a form of acute 

non-cardiogenic pulmonary edema characterized by 

sudden-onset dyspnea, hypoxia, and bilateral edematous 

infiltrations on chest radiographs associated with transfu- 


Transfusion Related Acute Lung Injury after Iatrogenic Intrabdominal Bleeding: A Case Report | Asil et al. 

sion of blood products. It is the most important transfusion-related 

complication associated with significant morbidity 

and mortality (1). The term TRALI was first proposed 

by Popovsky et al. (7) in 1983 who also published the first 

case series in 1985 (8). The exact pathophysiological 

mechanisms underlying TRALI have not been fully understood, 

yet. According to the widely accepted ‘two-hit’ 

hypothesis, the patient-related clinical factors such as 

infection, trauma, surgery, or massive transfusion result in 

the first hit with the activation of the pulmonary endothelium 

and the release of several cytokines and adhesion 

molecules. Polymorphonuclear leucocytes (PMNs) are 

primed and sequestrated on to the activated pulmonary 

endothelium. The second hit comes from the donor; after 

transfusion, these primed PMNs of the recipient interact 

with leukocyte antibodies or biological response modifiers 

of donor plasma (9). Several oxidases and proteases are 

released which in term induce endothelial damage, capillary 

leak and development of non-cardiogenic pulmonary 

edema with a protein rich edema fluid. Antibodies to both 

human leukocyte antigens (HLA class I and II) and human 

neutrophil antigens (HNAs) are the key factors in the 

pathogenesis of immune mediated TRALI (10). 

Figure 1: A thoracic computed tomography scan showing bilateral 

coalescent opacities in the lungs consistent with pulmonary edema 

The differential diagnosis of acute lung injury following 

transfusion includes transfusion-associated circulatory 

overload (TACO), cardiogenic edema, allergic and anaphylactic 

transfusion reactions, and bacteremia/sepsis 

due to transfusion of bacterially contaminated blood 

products (11). Of these, TACO and cardiogenic pulmonary 

edema are of particular importance, as both are 

frequently encountered in hospitalized patients and in 

those admitted to the ICU. Treatment strategies of both 

conditions are also quite different from TRALI. Patients 

with TACO and cardiogenic pulmonary edema usually 

require diuretic treatment and fluid restriction, whereas 

such strategies should be avoided in patients with TRALI. 

In our case, there were no physical signs of volume overload 

or heart failure. Central venous pressure was normal 

and transthoracic echocardiography showed that the 

prosthetic valve was functioning properly, ejection fraction 

was measured as 55%, and there were no sign of cardiac 

dysfunction. 

Figure 2: A thoracic computed tomography scan showing diffuse consolidation 

areas in both lungs 

Treatment of TRALI is mainly supportive. Transfusion 

should be stopped immediately. Mild forms of TRALI can 

be treated with conservative measures and supplemental 

oxygen therapy; however, more severe forms require 

mechanical ventilation and ICU support. The preferential 

use of lower tidal volumes during mechanical ventilator 

support has been suggested. There is no therapeutic role 

for diuretics or corticosteroids (12). The majority of patients 

recover within 96 hours without any apparent sequelae; 

however, in certain patients, it may take a week 

or longer for the patient to stabilize. Approximately 5 to 

10% of cases are fatal despite aggressive supportive care 

(13). Our patient also needed mechanical ventilatory 

support for one week. Although vasopressor treatment 

and IV fluid resuscitation were initiated at the beginning 

to correct hypotension, treatment was discontinued within 

24 hours. 

The only proved strategy to prevent TRALI-related deaths 

is through mitigation strategies. The incidence of TRALI 

has decreased significantly with preferential use of plasma 

from male donors or female donors without a history 

of pregnancy (14). The preferential use of solvent detergent 

treated pooled plasma is also another preventive 

strategy (15). 

In conclusion, TRALI is the most important transfusionrelated 

complication and is the leading cause of transfusion-related 

deaths. We believe that all healthcare pro- 



fessionals must be aware of the diagnosis and management 

of TRALI as well as other transfusion-related complications. 




Concept - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Planning 

and Design - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Supervision 

- M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Funding - A.D., 

H.A., H.P.; Materials - R.D., M.A.; Data Collection 

and/or Processing - M.A., R.D., M.B.; Analysis and/or 

Interpretation - M.A., R.D., M.B., H.P.; Literature Review - 

R.D., M.B., H.A.; Writing - M.A., R.D.; Critical Review - 

M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D. 


Fikir - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Tasarım ve 

Dizayn - M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Denetleme - 

M.A., R.D., M.B., H.A., H.P., A.D.; Kaynaklar – A.D., 

H.A., H.P.; Malzemeler - R.D., M.A.; Veri Toplama 

ve/veya İşleme - M.A., R.D., M.B.; Analiz ve/veya Yorum 

- M.A., R.D., M.B., H.P.; Literatür Taraması - R.D., M.B., 

H.A.; Yazıyı Yazan - M.A., R.D.; Eleştirel İnceleme - M.A., 

R.D., M.B., H.A., H.P., A.D. 

REFERENCES 

1. American Association of Blood Banks (AABB). TRALI Risk 

Mitigation for Plasma and Whole Blood for Allogeneic 

Transfusion. Association Bulletin #14-02, January 29, 

2014. 

2. Akyol PY, Unlüer EE, Elibol P, Karagöz A, Topal FE. A 

rare cause of dyspnea in emergency medicine: transfusion-related 

acute lung injury. Am J Emerg Med 2013; 

31:1626.e1-2. [CrossRef] 

3. Bitargil M, Arslan C, Başbuğ HS, Göçer H, Günerhan Y, 

Bekov YY. Transfusion-related acute lung injury following 

coronary artery bypass graft surgery. Perfusion 2015; 

30:626-8. [CrossRef] 

5. Toy P, Popovsky MA, Abraham E, Ambruso DR, Holness 

LG, Kopko PM, et al. Transfusion-related acute lung injury: 

definition and review. Crit Care Med 2005; 33:721-6. 

[CrossRef] 

6. Kleinman S, Caulfield T, Chan P, Davenport R, McFarland 

J, McPhedran S, et al. Toward an understanding of 

transfusion-related acute lung injury: statement of a consensus 

panel. Transfusion 2004; 44:1774-89. [CrossRef] 

7. Popovsky MA, Abel MD, Moore SB. Transfusion-related 

acute lung injury associated with passive transfer of antileukocyte 

antibodies. Am Rev Respir Dis 1983; 

128:185-9. 

8. Popovsky MA, Moore SB. Diagnostic and pathogenetic 

considerations in transfusion-related acute lung injury. 

Transfusion 1985; 25:573-7. [CrossRef] 

9. Silliman CC. The two-event model of transfusion-related 

acute lung injury. Crit Care Med 2006; 34 (5 

Suppl):S124-31. [CrossRef] 

10. Reil A, Keller-Stanislawski B, Gunay S, Bux J. Specificities 

of leucocyte alloantibodies in transfusion-related acute 

lung injury and results of leucocyte antibody screening of 

blood donors. Vox Sang 2008; 95:313-7. [CrossRef] 

11. Kim J, Na S. Transfusion-related acute lung injury; clinical 

perspectives. Korean J Anesthesiol 2015; 68:101-5. 

[CrossRef] 

12. Goldberg AD, Kor DJ. State of the art management of 

transfusion-related acute lung injury (TRALI). Curr Pharm 

Des 2012; 18:3273-84. [CrossRef] 

13. Moore SB. Transfusion-related acute lung injury (TRALI): 

clinical presentation, treatment, and prognosis. Crit Care 

Med 2006; 34(5 Suppl):S114–7. [CrossRef] 

14. Toy P, Gajic O, Bacchetti P, Looney MR, Gropper MA, 

Hubmayr R, et al. Transfusion-related acute lung injury: 

incidence and risk factors. Blood 2012; 119:1757-67. 

[CrossRef] 

15. Ozier Y, Muller JY, Mertes PM, Renaudier P, Aguilon P, 

Canivet N, et al. Transfusion-related acute lung injury: 

reports to the French Hemovigilance Network 2007 

through 2008. Transfusion 2011; 51:2102-10. 

[CrossRef] 

4. Wallis JP. Transfusion-related acute lung injury (TRALI)-- 

under-diagnosed and under-reported. Br J Anaesth 2003; 

90:573-6. [CrossRef] 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

An Aspiration of Cocklebur (Xanthium 

strumarium) Showing Impaired Swallowing 

Reflex in a Patient with Chronic Obstructive 

Pulmonary Disease 

KOAH'lı Bir Hastada Pıtrak Tohumu (Xanthium strumarium) Aspirasyonu 

Yutma Refleksinin Bozulduğunu Göstermektedir 

Hikmet Çoban, Adil Can Güngen, Yusuf Aydemir, Hasan Düzenli, Cahit Bilgin, Canatan Taşdemir 

Abstract 

A 64-year-old male patient who was under follow-up 

for chronic obstructive pulmonary disease (COPD) for 

10 years was admitted with persistent cough for the 

past two years. Bronchoscopy due to atelectasis of 

the right lower lobe showed aspiration of common 

cocklebur (Xanthium strumarium). Herein, we present 

the dramatic case of COPD with accidental aspiration 

of a foreign body with spiny projections, which 

was large for the respiratory system and resulted in 

impaired swallowing reflex. 

Key words: COPD, swallowing reflex, common cocklebur. 

Özet 

Son iki yıldır geçmeyen öksürük şikâyeti olan kronik 

obstrultif akciğer hastalığı (KOAH) tanılı hastada, sağ 

alt zonda atelektazi izlenmesi üzerine yapılan bronkoskopide 

pıtrak tohumu (Xanthium strumarium) aspirasyonu 

tesbit edildi. Solunum sistemi için hacimce 

büyük, dikensi çıkıntıları olan bir yabancı cismi, hastanın 

farkında olmadan aspire etmesini, KOAH’lı 

hastalarda yutma refleksindeki bozulmayı gösteren, 

dramatik bir örnek olduğu için sunuyoruz. 

Anahtar Sözcükler: KOAH, yutma refleksi, bıtrak tohumu. 

Foreign body aspirations usually occur in children. 

In adults, it is often associated with impairment of 

the swallowing reflex in conditions such as mental 

retardation, neurological disorders, and loss of 

consciousness. It has been demonstrated that 

swallowing reflex is impaired in patients with 

chronic obstructive pulmonary disease (COPD), 

which may lead lo aspirations and exacerbations 

eventually. Herein, we present an interesting case 

of aspiration with COPD. 

Department of Chest Diseases, Ministry of Health Sakarya University 

Medical School Training and Research Hospital, Sakarya, Turkey 

Sağlık Bakanlığı Sakarya Üniversitesi Tıp Fakültesi Eğitim ve 

Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, Sakarya 


Correspondence (İletişim): Hikmet Çoban, Department of Chest Diseases, Ministry of Health Sakarya University Medical School 

Training and Research Hospital, Sakarya, Turkey 

e-mail: hikmetcoban04@gmail.com 

16


CASE 

A 64-year-old male patient who was followed for COPD 

for 10 years presented with a complaint of severe cough 

persisting even during stable periods of his condition for 

the past two years. During follow-up, his complaint of 

cough was attributed to his present condition and he had 

an episode of hospitalization. Being an ex-smoker for five 

years, he had a 50 pack/year history of smoking with 

purulent sputum without hemoptysis. He had no comorbidities. 

Pulmonary function test showed a forced vital 

capacity (FVC) of 2500mL (66%), a forced expiratory 

volume in 1 second (FEV1) of 1330mL (46%), and a 

FEV1/FVC ratio of 46%. Auscultation revealed diminished 

breath sounds with a prolonged expirium, and thin rales 

in the right base, while the results of other system examinations 

were normal. A chest X-ray showed a homogeneous 

area in the right lower lobe (Figure 1). The diaphragm 

contour was elevated in the right side secondary 

to atelectasis. Blood count values were normal with a C- 

reactive protein (CRP) level of 25.6 mg/L. Thoracic CT 

showed a lesion blocking the right intermediate bronchus. 

Atelectasis and post-obstructive area of pneumonic consolidation 

were observed in the periphery of the lesion 

(Figures 2 and 3). Bronchoscopy showed an almost completely 

occluded right intermediate bronchus. The lesion 

included radial projections (Figure 4). The lesion was 

detached using forceps to avoid any complication relating 

to the foreign body. A plenty of purulent secretion was 

aspirated from the lesion. By retracting it toward the proximal 

from its current position, the body was re-grasped by 

forceps and removed by bronchoscopy. After removal of 

the lesion, it was found out that it was a cocklebur 

(Xanthium strumarium) (Figure 5). A complete recovery 

was achieved in post-obstructive pneumonia by oral antibiotic 

therapy. The evaluation of swallowing was performed 

by gag (pharyngeal reflex) reflex. The soft palate 

and posterior pharyngeal wall were stimulated and a 

decrease in the elevation and contraction of the pharyngeal 

muscles was observed. The test result was evaluated 

decreased gag reflex. 

The swallowing reflex occurs in two dynamic and complex 

phases. At the time when a food is swallowed, there occurs 

a pause in breathing for a few seconds, and the 

breath returns in the expiratory phase, thereby avoiding 

aspiration (1). In cases where the relationship between 

breathing and swallowing reflex is disturbed, the risk of 

aspiration increases (2-4). Patients with COPD may develop 

abnormalities in swallowing reflex due to dyspnea 

and impaired thoraco-abdominal biomechanics, as these 

patients do not have the respiratory pause required in the 

normal swallowing process (5). The impaired swallowing 

leads to micro-aspiration, which may be a potential risk 

factor for COPD exacerbation (6). 

Figure 1: An increased density in the right lower lobe and impairment 

and deletion in the right diaphragm contour are observed 

Figure 2: A lesion blocking the right intermediate bronchus is observed 

DISCUSSION 

Figure 3: A lesion blocking the right intermediate bronchus is observed 


An Aspiration of Cocklebur (Xanthium strumarium) Showing Impaired Swallowing Reflex in a Patient with Chronic Obstructive Pulmonary Disease | Çoban et al. 

Figure 4: Location of the cocklebur seed in the intermediate bronchus 

and its appearance after removal by bronchoscopy 

The risk of aspiration in patients with COPD can be reduced 

by decreasing the sensitivity of the airways (7). 

The seed of Xanthium Strumarium, commonly known as 

cocklebur, has been commonly used in herbal medicine. 

Its oil has been shown to have anti-inflammatory, antimicrobial, 

and scolicidal activity (10,11). However, potentially 

fatal toxicities have been reported in animals and 

humans (12,13). To the best of our knowledge, this is the 

first case report of its aspiration in the literature. In our 

case, medical history revealed that he swallowed cocklebur 

seeds two years ago, believing that it might relieve 

hemorrhoid-related complaints; however, he was unable 

to report any aspiration. We believe that accidental aspiration 

of a large volume foreign body with spiny projections 

is a dramatic example to show the extent of impairment 

in swallowing reflex in COPD. 

In conclusion, impaired swallowing reflex is an underestimated 

condition in COPD patients. We believe that 

swallowing reflex should be tested and evaluated for 

aspiration in patients with frequent exacerbations and 

lack of clinical stability. 



Figure 5: Location of the cocklebur seed in the intermediate bronchus 

and its appearance after removal by bronchoscopy 

Although clinical evaluation showed normal swallowing, 

videofluoroscopic examination revealed that laryngotracheal 

aspiration reduced due to the decreased sensitivity 

of the laryngeal region (7). 

Several studies assessing how swallowing dysfunction 

occurs in COPD have suggested that patients with COPD 

have a longer pharyngeal phase of swallowing (1). It is 

associated with a decrease in the difference between 

duration of maximal laryngeal elevation and duration of 

pharyngeal transit (8). Patients with COPD have significantly 

less mechano-sensitivity in the laryngopharynx, 

which contributes to an increased risk of aspiration (9). 

However, the aspiration of a foreign body does not mean 

that the patient has an impairment of swallowing reflex. 

Many patients have aspiration without any impairment. 


Concept - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Planning 

and Design - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Supervision 

- H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Funding 

- H.Ç., Y.A.; Materials - H.Ç., C.B.; Data Collection 

and/or Processing - H.Ç., C.T.; Analysis and/or Interpretation 

- H.Ç., Y.A.; Literature Review - H.Ç., H.D.; Writing 

- H.Ç., C.B., A.C.G.; Critical Review - A.C.G. 


Fikir - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Tasarım ve 

Dizayn - H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Denetleme 

- H.Ç., A.C.G., Y.A., H.D., C.B., C.T.; Kaynaklar - H.Ç., 

Y.A.; Malzemeler - H.Ç., C.B.; Veri Toplama ve/veya 

İşleme - H.Ç., C.T.; Analiz ve/veya Yorum - H.Ç., Y.A.; 

Literatür Taraması - H.Ç., H.D.; Yazıyı Yazan - H.Ç., C.B., 

A.C.G.; Eleştirel İnceleme - A.C.G. 

REFERENCES 

1. O'Kane L, Groher M. Dysphagia and obstructive pulmonary 

disease: a systematic review. Rev CEFAC 2009; 

11:499–506. 

2. Steidl E, Ribeiro CS, Gonçalves BF, Fernandes N, Antunes 

V, et al. Relationship between dysphagia and exac- 



erbations in chronic obstructive pulmonary disease: a literature 

review. Int Arch Otorhinolaryngol 2015; 19:74-9. 

[CrossRef] 

3. Chaves Rde D, Carvalho CR, Cukier A, Stelmach R, Andrade 

CR. Symptoms of dysphagia in patients with COPD. 

J Bras Pneumol 2011; 37:176–83. 

4. Mokhlesi B, Logemann JA, Rademaker AW, Stangl CA, 

Corbridge TC. Oropharyngeal deglutition in stable 

COPD. Chest 2002; 121:361–9. [CrossRef] 

5. Singh B. Impaired swallow in COPD. Respirology 2011; 

16:185–6. [CrossRef] 

6. Kobayashi S, Kubo H, Yanai M. Impairment of the swallowing 

reflex in exacerbations of COPD. Thorax. 2007; 

62:1017. [CrossRef] 

7. Bastilha GR, Rocha RM, Gonçalves BFT, Bilheri DFD. 

Results of clinical evaluation and objective of swallowing 

in patients with chronic cough: case report. Int Arch Otorhinolaryngol 

2012; 16(Suppl 01):98. [CrossRef] 

8. Cassiani RA, Santos CM, Baddini-Martinez J, Dantas RO. 

Oral and pharyngeal bolus transit in patients with chronic 

obstructive pulmonary disease. Int J Chron Obstruct 

Pulmon Dis. 2015; 10:489-96. [CrossRef] 

9. Clayton NA, Carnaby-Mann GD, Peters MJ, Ing AJ. The 

effect of chronic obstructive pulmonary disease on laryngopharyngeal 

sensitivity. Ear Nose Throat J 2012; 

91:370-4. 

10. Khuda F, Iqbal Z, Khan A, Zakiullah, Shah Y, Ahmad L, 

et al. Evaluation of anti-inflammatory activity of selected 

medicinal plants of Khyber Pakhtunkhwa, Pakistan. Pak J 

Pharm Sci. 2014; 27:365-8. 

11. Sharifi-Rad J, Hoseini-Alfatemi SM, Sharifi-Rad M, Sharifi-Rad 

M, Iriti M, et al. Phytochemical compositions and 

biological activities of essential oil from Xanthium strumarium 

L. Molecules 2015; 20:7034-47. [CrossRef] 

12. Botha CJ, Lessing D, Rösemann M, van Wilpe E, Williams 

JH. Analytical confirmation of Xanthium strumarium 

poisoning in cattle. J Vet Diagn Invest 2014; 26:640-5. 

[CrossRef] 

13. Karabiber H, Almis H, Selimoglu MA, Yakinci C, Yilmaz S. 

Xanthium strumarium poisoning requiring liver transplantation. 

J Pediatr Gastroenterol Nutr 2014; 58:e6-9. 

[CrossRef] 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

An Isolated Tracheal Papilloma: A Case 

Report 

İzole Trakeal Papillom: Olgu Sunumu 

Ceyda Anar 1 , Onur Fevzi Erer 1 , Melike Yüksel Yavuz 1 , Nur Yücel 2 

Abstract 

A 32-year-old male patient with a history of 10-packyear 

smoking and prolonged intubation due to childhood 

meningitis was admitted with hemoptysis and 

dyspnea. Thoracic computed tomography showed 

that a 6x9-mm soft tissue lesion, extending from the 

tracheal wall of the right tracheal lumen. The rigid 

bronchoscopy revealed two separate lesions: the first 

one was a 1-cm granulation tissue located at the 

anterior tracheal wall at the level of second tracheal 

ring, and there appeared a 2 to 3-cm grape-like 

fragile lesion 3-cm below the first lesion. The lesions 

were resected with electrocautery and Argon plasma 

coagulation, and treated with balloon dilatation. The 

histopathological diagnosis was reported as a tracheal 

papilloma. Clinicians must have a high index 

of suspicion for tracheal papillomatosis in patients 

with hemoptysis and obstructive symptoms along with 

a tracheotomy history. 

Key words: : Trachea, HPV-6, papilloma. 

Özet 

Öyküsünden on paket/yıl sigara içicisi ve çocukluk 

çağında geçirdiği menenjit sonrasında uzamış entübasyona 

bağlı trakeostomi açıldığı öğrenilen 32 

yaşında erkek hasta, hemoptizi ve nefes darlığı yakınması 

ile başvurdu. Toraks bilgisayarlı tomografisinde 

trakeal duvardan trakeal lümenin sağ tarafına 

doğru uzanan 6X9 mm çapında yumuşak doku izlendi. 

Rijid bronkoskopisinde iki ayrı lezyon görüldü. 

Trakea ikinci halka hizasında anteriorda 1 cm’lik 

alanda pasajı %90 daraltan granülasyon dokusu 

gözlendi. Yaklaşık 3 cm sonra orta bölüm posteriorda 

2-3 cm’lik alanda kanamaya meyilli, üzüm salkımı 

şeklinde bir kitle izlendi. Bu lezyondan 3 cm sonraya 

kadar trakea normal idi. Lezyonlara elektrokoter, 

argon plazma koagülasyon, rezektör balon dilatasyon 

ve desobstrüksiyon yapıldı. Patoloji sonucu papillom 

ile uyumlu olarak geldi. Uzun süre trakeostomi öyküsü 

olan, hemoptizi ve obstrüktif semptomlarla başvuran 

hastalarda trakeal papillomatozisden şüphelenilmelidir. 

Anahtar Sözcükler: Trakea, HPV-6, papillom. 

A tracheal papilloma (TP) is characterized by the 

papillomatous growth of the bronchial epithelium 

which involves the trachea as a response to Human 

Papilloma Virus (HPV) infection. Most cases of 

TP are due to HPV-6 and HPV-11; however, HPV- 

16 and HPV-18 have been also typed in some 

cases of bronchial and TPs. The latter subtypes are 

usually associated with poor outcomes (1). 

The management includes repeated bronchoscopic 

interventions and medical treatment regimens. It 

should be closely followed, as malignant transformation 

has been reported in smokers, particularly. 

Herein, we report a 32-year-old male case of TP 

with a history of 10-pack-year smoking and, prolonged 

intubation due to childhood meningitis who 

was admitted with hemoptysis and dyspnea. 

1 Department of Chest Diseases, Dr. Suat Seren Chest Diseases 

and Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey 

2 Department of Pathology, Dr. Suat Seren Chest Diseases and 

Surgery Training and Research Hospital, İzmir, Turkey 

1 İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim 

Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Bölümü, İzmir 

2 İzmir Dr. Suat Seren Göğüs Hastalıkları ve Cerrahisi Eğitim 

Araştırma Hastanesi, Patoloji Bölümü 


Correspondence (İletişim): Ceyda Anar, Department of Chest Diseases, Dr. Suat Seren Chest Diseases and Surgery Training and 

Research Hospital, İzmir, Turkey 

e-mail: drceydaanar@hotmail.com 

20


CASE 

A 32-year-old, active smoker male presented with hemoptysis 

and dyspnea for the past two months. He was 

diagnosed with chronic obstructive pulmonary disease 

(COPD) and used bronchodilator treatment for one year. 

He had a history of prolonged intubation, and tracheostomy 

was opened due to childhood meningitis, and tracheostomy 

was closed after months. Laboratory tests and 

chest X-ray findings were normal. Respiratory function test 

results were as follows: forced vital volume in one seconds 

(FEV1) 73% (3.03 mL), forced vital capacity (FVC) 

89% (4.41 mL), and FEV1/FVC 84%, and also plateaus 

were present in the inspiratory limb of the flow volume 

loop. On thoracic computed tomography (CT), irregular 

contours in the trachea and also 6 x 9 mm soft tissue 

lesion, extending from the tracheal wall of the right tracheal 

lumen were seen (Figure 1a and b). Rigid bronchoscopy 

(RB) revealed two separate lesions. The first one 

was a 1-cm granulation tissue located at the anterior 

tracheal wall at the level of second tracheal ring. There 

appeared a 2-3 cm grape-like fragile second lesion 3-cm 

below the first one (Figure 2). Electrocautery, argon 

plasma coagulation, and balloon dilatation were performed. 

The histopathological diagnosis was reported as 

a tracheal papilloma (Figure 3). The tracheal papilloma 

was positive for type 6 and negative for type 16 of human 

papilloma virus. At one month of treatment, CT showed 

no recurrence (Figure 4a, 4b). At six months of follow-up, 

the patient was asymptomatic and bronchoscopy findings 

were normal. 

Figure 1 and b: Thoracic computed tomography showing a soft tissue 

lesion, extending from the tracheal wall 

Figure 2: A bronchoscopic view of the lesion 

Figure 3: Histopathologic examination of papillomatozis lesion (HE X40) 

DISCUSSION 

A tracheal papilloma is a rare tumor of trachea consisting 

of 0.38% of all lung tumors (1). It can be solitary, multiple 

or as a few of recurrent respiratory papillomatosis 

(RRP). Respiratory papillomatosis is mostly seen in the 

larynx, although it can affect any part of the transbronchial 

tree. It is rarely located in the trachea. Distal trachea 

involvement was reported only in the 5% of RRP cases. In 

a study, TP was reported in only five cases of 15,000 

bronchoscopies (2,3). In our case, two separate lesions 

were seen in the RB. The first one was a 1-cm granulation 

tissue located at the anterior tracheal wall at the level of 

second tracheal ring. There appeared a 2-3 cm grapelike 

fragile second lesion 3-cm below the first one. There 

were no other tracheal or endobronchial lesions. 

Tracheal papillomas present in two forms; the juvenileonset 

(JO) or adult-onset (AO). The AO type affects 

males and females at a ratio of 4:1. Tracheal papillomas 

can present at any age and is reported in all ethnicities. 

Our case was a 32-year-old male. Although rare reports 

of HPV transmission after cesarean delivery are available, 

the main mechanism of transmission in JO disease is 


An Isolated Tracheal Papilloma: A Case Report | Anar et al. 

thought to be due to a vertical transmission of the virus 

after vaginal delivery of an infected mother (4). It is unclear 

whether sexual contacts or latent viral activation is 

the principal way of HPV transmission in AO respiratory 

papillomatosis. Iatrogenic factors, such as laryngoscopy, 

bronchoscopy, tracheostomy or surgical manipulation, 

can also cause dissemination of papillomas to the distal 

portion of the tracheobronchial tree (5). Our case had no 

prior history of RRP in his childhood or maternal history of 

HPV. However, he had a history of prolonged intubation 

during childhood meningitis. 

Figure 4 and b: A computed tomography scan at one month of the 

treatment 

The clinical presentation of TP is non-specific. Symptoms 

range from cough and dyspnea to stridor and upper 

airway obstruction (6). In our case, the most common 

symptom was dyspnea and hemoptysis. 

In general, the role of imaging studies is limited. Occasionally, 

chest X-ray reveals signs of tracheal lesions on 

the lateral view, particularly, and, in some cases, thoracic 

CT shows tumorous growth in the trachea and large airways 

(7). Pulmonary function test is helpful in showing the 

signs of variable or fixed tracheal obstructions. In our 

case, tracheal lesion was not seen on chest-X ray, which 

showed a lesion at the distal trachea. Yildirim et al. (8) 

reported a case with TP occupied 80% of tracheal lumen 

and a mass was shown on thoracic CT at the distal trachea, 

similar to our case. Involvement of lower airways 

and lung is very rare. Lung lesions occur in less than 1% 

patients. In a study, the authors analyzed eight RRP patients 

of CT scans and found that the most common finding 

was the combination of intratracheal polypoid lesions 

and multiple pulmonary nodules, many of which were 

cavitated (9). In another case report, CT examination 

revealed mucosal nodules protruding to the lumen of the 

trachea. Similar lesions were also seen in the vocal cord, 

and multiple nodules were observed in both lungs (10). 

Although TPs are known to be benign, very low risk for 

malignant transformation still exists. The mechanism of 

transformation from RRP to a squamous-cell carcinoma 

remains unclear. Malignant degeneration to squamouscell 

carcinoma is reported in 3 to 5% of all cases of TP 

(11). Malignant transformation of TP is associated with 

HPV types, radiotherapy, chemotherapy with bleomycin, 

and a history of smoking (12). In addition, HPV-6 and 11 

are the most commonly identified types in cases of TP and 

are associated with a low risk of carcinomatous transformation. 

However, HPV-16 and 18, occasionally in combination 

with types 31, 33 or 35, are associated with a 

higher risk of carcinomatous transformation (13). 

Treatment of TPs is difficult and often requires recurrent 

endoscopic interventions and medical treatment. There 

are no therapeutic guidelines with head-to-head trials in 

the literature. Treatment modalities may vary according to 

the type, severity, number, and location of papilloma (7). 

Various endoscopy surgical methods are successfully used 

in the management of papillomas. Among these, excision 

by carbon dioxide laser is most commonly used in children, 

particularly (3,14). Cryotherapy is also reported to 

be successful in cases with endobronchial obstruction 

(8,15). If the lesions are limited to a small part of the 

bronchi or trachea, photodynamic therapy, yttrium aluminum 

garnet (YAG), laser vaporization and electrocautery 

or argon laser coagulation can be used, as in our case 

(16). Kamatsu and Takahashi (17) reported a TP case 

who was presented with recurrence after five years and 

was re-treated by potassium-titanyl-phosphate neodymium: 

YAG (KTP/Nd: YAG) laser. In our case, the lesions 

were resected with electrocautery and argon plasma coagulation 

and treated with balloon. 

Local recurrence is common in papillomas after treatment. 

Therefore, close clinical follow-up these patients is of 

utmost importance. Long and Sani (18) reported adjuvant 

therapies (i.e., intralesional injection of cidofovir, and 

photodynamic therapy) were needed in 10% of RRP cases. 

The current indications for adjuvant therapy after surgical 

interventions are the dissemination of the disease, and 

the rapid growth of the lesion causing airway compression 

(19,20). In our case, the lesion was not large and 



there was no excessive obstruction of the tracheal lumen. 

Also, these lesions appeared for the first time. Therefore, 

we did not initiate an adjuvant therapy. The patient is still 

under follow-up at six months of diagnosis without recurrence. 

In conclusion, TPs are rare entities, and clinicians should 

have a high index of suspicion in patients presenting with 

hemoptysis and obstructive symptoms along with a tracheotomy 

history. These patients should be also closely 

followed for possible recurrences and malignant transformation. 




Concept - C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Planning and Design 

- C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Supervision - C.A., 

O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Funding - O.F.E., C.A.; Materials - 

C.A., O.F.E., M.Y.Y.; Data Collection and/or Processing 

- C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Analysis and/or Interpretation 

- C.A., O.F.E.; Literature Review - C.A.; Writing - 

C.A., M.Y.Y.; Critical Review - C.A. 


Fikir - C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Tasarım ve Dizayn - 

C.A., O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Denetleme - C.A., O.F.E., 

M.Y.Y., N.Y.; Kaynaklar - O.F.E., C.A.; Malzemeler - 

C.A., O.F.E., M.Y.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - C.A., 

O.F.E., M.Y.Y., N.Y.; Analiz ve/veya Yorum - C.A., 

O.F.E.; Literatür Taraması - C.A.; Yazıyı Yazan - C.A., 

M.Y.Y.; Eleştirel İnceleme - C.A. 

REFERENCES 

1. Valentino J, Brame CB, Studtmann KE, Manaligod JM. 

Primary tracheal papillomatosis presenting as reactive 

airway diseases. Otolaryngol Head Neck Surg 2002; 

126:79-80. [CrossRef] 

2. Miura H, Tsuchida T, Kawate N, Konaka C, Kato H, Ebihara 

Y. Asymptomatic solitary papilloma of the bronchus: 

review of occurrence in Japan. Eur Respir J 1993; 

7:1073-7. 

3. Naka Y, Nakao K, Hamaji Y, Nakahara M, Tsujimoto M, 

Nakahara K. Solitary squamous cell papilloma of the trachea. 

Ann Thorac Surg 1993; 1:189-93. [CrossRef] 

4. Kosko JR, Dekay CS. Role of cesarean section in prevention 

of recurrent respiratory papillomatosis- is there one? 

Int J Pediatr Otorhinolaryngol 1996; 35:31-8. [CrossRef] 

5. Rad MH, Alizadeh E, Ilkhanizadeh B. Recurrent laryngeal 

papillomatosis with bronchopulmonary spread in a 70- 

year-old man. Tuberk Toraks 2007; 55:299-302. 

6. David PB, Owen L, Barret H, Burke C. Isolated tracheal 

papillomatosis—an infrequent cause of chronic cough. 

Respir Med Extra 2007; 3: 21–2. [CrossRef] 

7. Harris K, Chalhoub M. Tracheal papillomatosis: what do 

we know so far? Chron Respir Dis 2011; 8: 233-5. 

[CrossRef] 

8. Yıldırım F, Türk M, Demircan S, Akyürek N, Yurdakul AS. 

Tracheal Papilloma Treated with Cryotherapy and 

Interferon-α: A Case Report and Review of the Literature. 

Case Reports in Pulmonology. 2015 (2015), Article ID 

356796. 

9. Marchiori E, Araujo Neto Cd, Meirelles GS, Irion KL, 

Zanetti G, Missrie I, et al. Laryngotracheobronchial 

papillomatosis: findings on computed tomography scans 

of the chest. J Bas Pneumol 2008; 34:1084-9. 

10. Ağgünlü L, Erbaş G. Recurrent respiratory papillomatosis 

with lung involvement. Diagn Interv Radiol 2009; 15:93- 

5. 

11. Ogata-Suetsugu S, Izumi M, Takayama K, Nakashima T, 

Inoue H, Nakanishi Y. A case of multiple squamous cell 

papillomas of the trachea. Ann Thorac Cardiovasc Surg 

2011; 17:212–4. [CrossRef] 

12. Guillou L1, Sahli R, Chaubert P, Monnier P, Cuttat JF, 

Costa J. Squamous cell carcinoma of the lung in a nonsmoking, 

nonirradiated patient with juvenile laryngotracheal 

papillomatosis. Evidence of humanpapilloma virüs- 

11 DNA in both carcinoma and papillomas. Am J Surg 

Pathol 1991; 15:891-8. 

13. Lang TU, Khalbuss WE, Monaco SE, Pantanowitz L. Solitary 

tracheobronchial papilloma: cytomorphology and 

ancillary studies with histologic correlation. Cytojournal 

2011; 8:6. [CrossRef] 

14. Sjogren PP, Sidman JD. Use of the carbon dioxide laser 

for tracheobronchial lesions in children. JAMA Otolaryngol 

Head Neck Surg 2013; 139:231-5. [CrossRef] 

15. Yıldız F, Sever M, Kömüs N, Uçan S, Sivrikoz O. Endobronchial 

solitary papilloma. Turk Respir J 2011; 

12:165-7. [CrossRef] 

16. Cömert SŞ, Parmaksız ET, Çağlayan B, Gülseven HT, 

Salepçi B, Fidan A. Typical carcinoid and benign endobronchial 

tumors cases treated with interventional bronchoscopic 

techniques. Solunum 2013; 15: 39-44. 

[CrossRef] 

17. Komatsu T, Takahashi Y. Tracheal papilloma with exceptionally 

longer interval of recurrence. Asian J Surg 2007; 

30:88-90. [CrossRef] 


An Isolated Tracheal Papilloma: A Case Report | Anar et al. 

18. Yeoh TL, Sani A. Recurrent respiratory papillomatozis. 

Asian J Surg 2003; 26:112-6. 

19. Stamataki S, Nikolopoulos S, Korres D, Felekis A, et al. 

Juvenile recurrent respiratory papillomatosis: still a mystery 

disease with difficult management. Head Neck 2007; 

29:155-62. [CrossRef] 

20. Derkay CS, Wiatrak B. Recurrent respiratory papillomatosis: 

a review. Laryngoscope 2008; 118:1236-47. 

[CrossRef] 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

A Soft Tissue Aneurysmal Bone Cyst in 

Thoracic Cavity 

Torasik Kavite Yerleşimli Yumuşak Doku Anevrizmal Kemik Kisti 

Tuba Canpolat, Filiz Bolat, Nebil Bal 

Abstract 

Objective primary aneurysmal bone cyst is a benign, 

locally aggressive and expansive tumor that typically 

occurs in long bones or vertebral bodies of children 

and young adults. Aneurysmal bone cysts originating 

from the soft tissue are extremely rare, and there has 

been only one case of soft tissue aneurysmal bone 

cyst located in the thoracic region. Almost all cases of 

intrathoracic aneurysmal bone cyst are associated 

with ribs. We describe a case of primary aneurysmal 

bone cyst of the soft tissue in the thoracic cavity of a 

15-year-old boy. Although initially the tumor was 

considered cyst hydatid on radiological imaging, 

microscopic features of the tumor were identical to 

those of classical aneurysmal bone cyst. Intrathoracic 

aneurysmal bone cyst, an associated with ribs is extremely 

rare, due to aneurysmal bone cyst originating 

from the soft tissue of thoracic cavity, however, radiological 

and pathological data along with the evaluation 

can be diagnosed. 

Key words: Aneurysmal, bone, cyst. 

Özet 

Primer anevrizmal kemik kistleri; çocuk ve genç erişkin 

dönemde, tipik olarak uzun kemikler ve vertebra 

gövdesinde görülen, benign, lokal agresif ve genişleyebilen 

tümörlerdir. Yumuşak dokudan kaynaklanan 

anevrizmal kemik kistleri oldukça nadirdir ve literatürde 

toraksik kavite içinde yumuşak dokudan kaynaklanan 

kemik kisti yalnızca bir olguda bildirilmiştir. 

Çoğunlukla torasik kavite anevrizmal kemik kistleri 

kosta ile ilişkilidir. Bu makalede, 15 yaşında erkek 

çocukta saptanan ve toraks boşluğunda gelişen, 

yumuşak dokunun primer anevrizmal kemik kisti 

sunulmuştur. Olgu radyolojik olarak öncelikle kist 

hidatik olarak düşünülmüş, mikroskobik bulguları ile 

klasik anevrizmal kemik kisti ile uyumlu bulunmuştur. 

İntratorasik yerleşimli, kemik ile ilişkisi olmayan anevrizmal 

kemik kisti olgusu son derece nadirdir, bu 

olgunun yumuşak doku kaynaklı olduğu ancak radyolojik 

ve patolojik verilerinin birlikte değerlendirilmesi 

ile belirlenebilir. 

Anahtar Sözcükler: Anevrizmal, kemik, kisti. 

Primary aneurysmal bone cysts (ABCs) are benign, 

locally aggressive, and expansive tumors that typically 

occur in the long bones or vertebral bodies of 

children and young adults (1,2). They occur exclusively 

within the bones. Primary ABCs developing 

in the soft tissue (STABCs) is extremely rare; however, 

in recent years, a few cases of STABCs located 

in the upper extremities, thighs, groins, shoulders 

and abdominal wall have been also reported 

(3-6). The only case of a STABC located in the 

thoracic cavity and not associated with bones was 

a fourteen-year-old child (6). Few cases of ABCs 

located in this region have been reported, and all 

of them are associated with ribs (7). Herein, we 

present radiological and pathological findings of 

the second STABC case in the thoracic cavity in the 

literature and discuss the differential diagnosis. 

Department of Pathology, Başkent University Faculty of Medicine, 

Adana, Turkey 

Başkent Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji AD, Adana 


Correspondence (İletişim): Tuba Canpolat, Department of Pathology, Başkent University Faculty of Medicine, Adana, Turkey 

e-mail: tuba.canpolat@yahoo.com.tr 

25


CASE 

A 15-year-old boy presented with chest pain and dyspnea. 

Chest X-ray showed a homogenous mass in the right 

thoracic cavity. Thoracic computed tomography (CT) 

which was performed at another center showed a large 

predominantly cystic, well-defined mass (Figure 1). It had 

also multiple enhancing septations and irregular calcified 

areas. Magnetic resonance imaging (MRI) in our hospital 

demonstrated a lesion consisting of multiple cystic areas, 

the contents of which varied in intensity and the contours 

of which were lobulated. The lesion was located in the 

midline of the upper lobe of the left lung and about 

77x68x70 mm in size with multiple septations. No 

marked diffusion limitation was observed. Following the 

injection of the contrast medium, contrast enhancement 

in the cystic walls and septa was observed. There was a 

remarkable atelectasis in the pulmonary parenchyma 

around the cyst. Bone structures and soft tissues of the 

chest wall were normal. The ribs were also normal. Surgical 

excision of the mass and pulmonary parenchyma by 

the side of mass was performed. Gross examination revealed 

a cystic lesion 80x70x70 mm in size with a hemorrhaging 

smooth surface. There were cystic structures filled 

with blood and the walls of which were calcific in the 

surfaces of the section. Microscopically, cystic areas lined 

by cuboidal cells were detected, with hemorrhaging in 

most of them. The septa were rich in fibroblasts and giant 

cells (Figures 2 and 3). There were also focal areas of 

calcification and osteoid (Figure 4). Hemorrhaging regions, 

inflammatory cells, and atelectasis in the pulmonary 

parenchyma adhering to the mass were also present. 

All of these pathological findings were consistent with 

those of an ABC. Clinical and pathological examinations 

during two-year-follow-up showed no abnormality or 

recurrence. 

Figure 2: Hemorrhagic areas within a cystic space and multi-nucleate 

giant cells (H.E. X 200) 

Figure 3: Hemorrhagic areas within a cystic space and multi-nucleate 

giant cells (H.E. X 200) 

Figure 4: Osteoblastic rimming and osteoid element with aneurismal 

bone cyst (H.E. X 400) 

Figure 1: A computed tomography scan showing an irregularly shaped 

77X68X70 mm mass 

DISCUSSION 

Aneurysmal bone cysts were described as bone lesions 

until 1994; however, later cases of aneurysmal cysts of 

the soft tissue with ABC morphology on histopathological 

examination without bone involvement were reported. 

There were fewer than 20 well-documented cases of 

ABCs in the soft tissue in the literature until 2012 (3,8). 

Aneurysmal bone cysts can involve any bones, the most 

common site being end of the long tubular bones and 

vertebral column. The rib is a rare location of ABCs accounting 

for 2.7% of all cases (7,9). Although there have 


A Soft Tissue Aneurysmal Bone Cyst in Thoracic Cavitya | Canpolat et al. 

been many cases of an intrathoracic ABC with rib involvement 

(7), there is only one case of an intrathoracic 

mass of the soft tissue without rib involvement (6,10). 

Although the etiology of ABCs is unknown, circulatory 

disturbances and trauma have been proposed to be possible 

factors in the pathogenesis (7,11,12). The etiology 

of soft tissue ABCs is unknown, either. Nielsen et al. (2) 

suggested that a soft tissue ABC was a cystic form of 

myositis ossificans in that both had similar morphological 

features. However, it was reported in the literature that, 

unlike myositis ossificans, ABCs were neoplastic processes 

in that both the case presented by Nielsen et al. (2) and 

other cases reported had an abnormal karyotype. We 

believe that ABCs and myositis ossificans were distinct 

histological lesions. The most important diagnostic feature 

is provided by the maturation pattern characterized 

by a central cellular area, an intermediate zone of osteoid 

formation, and a peripheral shell of a highly organized 

bone in cases of myositis ossificans (2,13,14). This 

zonal pattern and bone maturation towards the peripherals 

of the lesion are not seen in cases of ABCs, which 

can be used in the differential diagnosis (15). Another 

lesion to be taken into consideration in the differential 

diagnosis of soft tissue and bone ABCs is a giant cell 

tumor. These tumors are associated with ABCs, since 

ABCs often contain a large number of giant cells. These 

two tumors can be mistaken for or can accompany each 

other. It is occasionally difficult to distinguish an ABC 

from a giant cell tumor, particularly, when a giant cell 

tumor exhibits bleeding, necrosis, and cystic changes. 

However, giant cell tumors usually occur in adults aged 

above 20 years, whereas ABCs are often found in the first 

two decades of life (16). 

Extraskeletal telangiectatic osteosarcomas should be also 

distinguished from soft tissue ABCs. Histologically, atypical 

anaplastic cells may appear in osteosarcomas septa, 

while they are not seen in soft tissue ABCs. In the case 

presented here, there were bone trabeculae containing 

osteoblastic rims and osteoid; however, there was no 

anaplasia and cytological atypia (17). Due to its thoracic 

location, juvenile bone cyst, Ewing’s sarcoma, eosinophilic 

granuloma, metastasis of neuroblastoma and leukemia, 

osteochondroma, callus tumor of the rib and 

chest wall hamartoma and all benign and malignant 

lesions of the rib must be kept in mind in the differential 

diagnosis of ABCs in children (9). All aforementioned 

lesions are associated with the rib; however, radiological 

imaging did not show an association of the lesion with 

the rib in the present case. The lesion was first diagnosed 

as cyst hydatid in radiological examinations, since it was 

located in the thoracic cavity and the patient was a child. 

Besides, we suggested that it could be teratoma due to 

the young age of the patient. Histologically, the cystic 

spaces were filled with blood and the cyst walls were 

composed of bland spindle-shaped fibroblasts that grew 

in a fascicular or storiform pattern and were admixed with 

multi-nucleated osteoclast cells, hemosiderin-laden macrophages 

and trabeculary bones. Osteoid was seen focally 

near the capsule (12,15). 

Furthermore, CT and MRI are helpful in delineating the 

location and extent of the tumor and in identifying tumor 

tissues and local spread of a soft tissue mass. Soft tissue 

ABCs show a rather similar appearance to its osseous 

counterpart. Although radiological manifestations of 

benign and malignant chest wall tumors frequently overlap, 

differences in characteristic location and appearance 

occasionally allow a differential diagnosis to be made 

with confidence. Both aneurysmal bone cysts and giant 

cell tumors typically manifest as expansile osteolytic lesions 

and occasionally show fluid-fluid levels suggestive 

of the diagnosis. Juvenile bone cyst, Ewing’s sarcoma, 

eosinophilic granuloma, osteochondroma, callus tumor 

of the rib, chest wall hamartoma, and leukemia are all 

benign and malignant lesions of the rib which must be 

kept in mind in the histopathological and radiological 

differential diagnosis of ABCs (9,18). Fluid-fluid levels 

can be seen in ABCs; however, this finding is not specific 

for ABCs. This appearance is also seen in other bone 

lesions and teratomas which contain areas of hemorrhage, 

cyst, or necrosis. Teratomas should be taken into 

consideration in the differential diagnosis of ABCs in 

children (19,20). The region where the study was conducted 

is a place in which cyst hydatid frequently appears, 

and it is most frequently seen in the lung and cyst hydatid 

located in the thoracic wall is also common (21). 

An en-bloc resection with a clear margin of the lesion 

including the involved rib and soft tissue is the optimal 

treatment method for ABCs. They infrequently recur after 

marginal, but complete excision; therefore, this mode of 

therapy probably represents adequate treatment. About 

90% of recurrences occur within two years (1,20). Fortunately, 

the case presented here did not have a recurrence 

during the three-year-follow-up period. 

In conclusion, due to uncommon and extraordinary localization 

of soft tissue ABCs, a multidisciplinary approach 

with radiologists and pathologists should be followed for 

the diagnosis and differential diagnosis. 






Concept - T.C., F.B., N.B.; Planning and Design - T.C., 

F.B., N.B.; Supervision - T.C., F.B., N.B.; Funding - T.C.; 

Materials - T.C.; Data Collection and/or Processing - 

T.C.; Analysis and/or Interpretation - F.B.; Literature Review 

- N.B.; Writing - T.C.; Critical Review - T.C. 


Fikir - T.C., F.B., N.B.; Tasarım ve Dizayn - T.C., F.B., 

N.B.; Denetleme - T.C., F.B., N.B.; Kaynaklar - T.C.; 

Malzemeler - T.C.; Veri Toplama ve/veya İşleme - T.C.; 

Analiz ve/veya Yorum - F.B.; Literatür Taraması - N.B.; 

Yazıyı Yazan - T.C.; Eleştirel İnceleme - T.C. 

REFERENCES 

1. Vergel De Dios AM, Bond JR, Shives TC, McLeod RA, 

Unni KK. Aneurysmal bone cyst. A clinicopathologic study 

of 238 cases. Cancer 1992; 69:2921-31. 

2. Nielsen GP, Fletcher CD, Smith MA, Rybak L, Rosenberg 

AE. Soft tissue aneurysmal bone cyst: a clinicopathologic 

study of five cases. Am J Surg Pathol 2002; 26:64-9. 

3. Hao Y, Wang L, Yan M, Jin F, Ge S, Dai K. Soft tissue 

aneurysmal bone cyst in a 10-year-old girl. Oncol Lett 

2012; 3:545-8. 

4. Ajilogba KA, Kaur H, Duncan R, McFarlane JH, Watt AJ. 

Extraosseous aneurysmal bone cyst in a 12-year-old girl. 

Pediatr Radiol 2005; 35:1240-42. [CrossRef] 

5. Salm R, Sissons HA. Giant-cell tumors of soft tissue. J 

Pathol 1972; 107: 27-39. 

6. Manipadam MT, Abraham R, Kavunkal AM, Gibikote S, 

Cherian VK. Aneurysmal cyst of soft tissue of the diaphragm 

presenting as a posterior mediastinal mass. Indian 

J Pathol Microbiol 2011; 54: 616-7. [CrossRef] 

7. Sabanathan S, Chen K, Robertson CS, Salama FD. Aneurysmal 

bone cyst of the rib. Thorax 1984; 36:125-30. 

[CrossRef] 

8. Van de Luijtgaarden AC, Veth RP, Slootweg PJ, Wijers- 

Koster PM, Schultze Kool LJ, Bovee JV, et al. Metastatic 

potential of an aneurysmal bone cyst. Virchows Arch 

2009; 455:455-9. [CrossRef] 

9. Soyer T, Karnak I, Talim B, Tanyel FC. Aneurysmal bone 

cyst of the rib in a child: report of a case. Surg Today 

2005; 35:886-9. [CrossRef] 

10. Freidman B, Yellin A, Huszar M, Blankstein A, Loton G. 

Aneurysmal bone cyst of rib: a review and report of two 

cases. Br J Dis Chest 1998; 82:179-85. [CrossRef] 

11. Balci P, Obuz F, Gore O, Yilmaz E, Demirpolat G, Aktug 

T, et al. Aneurysmal bone cyst secondary to infantile cartilaginous 

hamartoma of rib. Pediatr Radiol 1997; 

27:767-69. [CrossRef] 

12. Martinez V, Sissons HA. Aneurysmal bone cyst. A review 

of 123 cases including primary lesions and those secondary 

to other bone pathology. Cancer 1988; 

61:2291-304. 

13. López-Barea F, Rodríguez-Peralto JL, Burgos-Lizaldez E, 

Alvarez-Linera J, Sánchez-Herrera S. Primary Aneurysmal 

cyst of soft tissue. Report of the case with ultrastructural 

and MRI studies. Virchows Arch 1996; 428:125-9. 

14. Dal Cin P, Kozakewich HP, Goumnerova L, Mankin HJ, 

Rozenberg AE, Fletcher JA. Variant translocations involving 

16q22 and 17p13 in solid variant and extraosseous 

forms of aneurysmal bone cyst. Genes Chromosomes 

Cancer 2000: 28:233-4. [CrossRef] 

15. Rosai J. Rosai and Ackermann’s Surgical Pathology. Volume 

2th edition, elsevier 24. 2188-91. [CrossRef] 

16. Sciot R, Dorfman H, Brys P, Dal Cin P, De Wever I, 

Fletcher CD, et al: Cytologenetic- morphologic correlations 

in aneurysmal bone cyst, giant cell tumor of bone 

and combined lesions. A report from the CHAMP study 

group. Mod Pathol 2000; 13:1206-10. [CrossRef] 

17. Wang XL, Gielen JL, Salgado R, Delrue F, De Schepper 

AM. Soft Tissue Aneurymal bone cyst. Skeletal Radiol 

2004: 33;477-80. [CrossRef] 

18. Tateishi U, Gladish GW, Kusumoto M, Hasegawa T, 

Yokoyama R, Tsuchiya R, et al. Chest wall tumors: radiologic 

findings and pathologic correlation. Radiographics 

2003; 23:1477-90. [CrossRef] 

19. Soysal O, Kutlu R, Saraç K, Aydin A, Ozen S. Teratoma 

presenting as a cystic lesion on the chest wall. Scand 

Cardiovasc J 2000; 34:543-4. 

20. Zileli M, Isik HS, Ogut FE, Is M, Cagli S, Calli C. Aneurysmal 

bone cysts of the spine. Eur Spine J 2013; 

22:593-601. [CrossRef] 

21. Findikcioglu A, Kilic D, Canpolat T, Hatipoglu A. Primary 

hydatid disease of the chest wall. Ann Thorac Cardiovasc 

Surg 2007; 13:203-5. 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Akciğer Kavitasyonların Nadir Bir Nedeni: 

Pulmoner Nokardiyoz 

Pulmonary Nocardiosis: An Unusual Cause of Pulmonary Cavitations 

Mutlu Kuluöztürk 1 , Figen Deveci 1 , Erdal İn 1 , Gamze Kırkıl 1 , Teyfik Turgut 1 , Sercan Şimşek 2 

Özet 

Nokardiyoz, oldukça nadir görülen ve özellikle immünsüpresif 

olgularda ortaya çıkan fırsatçı bir enfeksiyondur. 

Ancak enfekte olan olguların yaklaşık üçte 

birinin immün sisteminin normal olduğu bilinmektedir. 

Nokardiyozun klinik tablosu çok geniş bir yelpazede 

oluşmakta ve bu nedenle diğer enfeksiyonlar hatta 

maligniteler ile bile karışabilmektedir. Patognomonik 

bulgusu, semptom ve radyolojik özellikleri olmayan 

bu hastalığın tanısı bazen güç olabilmektedir. Herhangi 

bir immünsüpresif hastalık ya da tedavi öyküsü 

olmayan olgumuz, nefes darlığı, halsizlik ve ateş 

yakınmaları ile başvurdu. Kliniğimize pnömoni ve 

parapnömonik efüzyon ön tanıları ile yatırıldı. Başlangıçta 

non-spesifik antibiyotik tedaviye yanıt vermesine 

rağmen, tekrarlayan pnömoni, beraberinde sağ 

kolda vena sefalica ve vena basilicada trombüs ile 

seyreden pulmoner nokardiyazis olgusu, nadir görülmesi 

ve tanı koymadaki zorluklar nedeni ile sunulmuştur. 

Anahtar Sözcükler: Pulmoner nokardiyoz, kavite, 

pnömoni, akciğer. 

Abstract 

Nocardiosis is an uncommon opportunistic infection 

which particularly seen in immunosuppressed 

patients, although approximately one-third of infected 

patients are immunocompetent. It has a broad range 

of clinical presentations and may present similarly to 

several other infections and malignancies. The 

diagnosis can be challenging due to the lack of 

pathognomonic signs, symptoms, and radiological 

findings. Herein, we report a rare case of pulmonary 

nocardiosis in a patient who had a thrombus in the 

right arm vena cephalica and vena basilica of the 

right arm and was admitted with dyspnea, weakness, 

and fever without any immunosuppressive disease or 

treatment. The patient was hospitalized with a 

preliminary diagnosis of pneumonia and 

parapneumonic effusion, and responded to 

antibiotherapy. 

Key words: Pulmonary nocardiosis, cavitation, pneumonia, 

lung. 

1 Fırat Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları AD, Elazığ 

2 Fırat Üniversitesi Tıp Fakültesi, Patoloji AD, Elazığ 

1 Department of Pulmonary Diseases, Fırat University Faculty of 

Medicine, Elazığ, Turkey 

2 Department of Pathology, Fırat University Faculty of Medicine, 

Elazığ, Turkey 

Başvuru tarihi (Submitted): 24.02.2016 Kabul tarihi (Accepted): 26.04.2016 

İletişim (Correspondence): Erdal İn, Fırat Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları AD, Elazığ 

e-mail: inerda@gmail.com 

29


Nokardiyoz, hayatı tehdit edebilen, oldukça nadir görülen 

ve özellikle de immünsüpresif olgularda oluşan enfeksiyöz 

bir hastalıktır. Enfeksiyon immün sistemi normal olanlarda 

genellikle kroniktir ve nonspesifik semptomlarla seyreder 

(1). İnvazif ve dissemine nokardiyoz ise genellikle hücresel 

immün yanıtı baskılanmış kişilerde görülür. 

Nokardiya, aerobik Actinomycetes grubundan, gram 

pozitif, flamentöz dallanan, zayıf aside-rezistan bakteridir. 

Hücre duvarı tüberkülostearik asit, mezodiaminopimelik 

asit, arabinoz, galaktoz ve mikolik asit içermektedir. 

İnsanlarda en sık nokardiyozise neden olan N. asteroides 

complex üyeleridir. Pulmoner nokardiya enfeksiyonu 

bakterinin inhalasyonu sonrası akut, subakut veya kronik 

bir tabloyla karşımıza çıkabilir. Ancak çoğunlukla subakut 

seyirli süpüratif bir enfeksiyon olarak görülür. Akciğer 

nokardiyozisine neden olan en önemli türler N. asteroides 

ve N. abcessusitus’tur (2). İnsanlarda nokardiya 

enfeksiyonu; bakterinin inhalasyon ile gelişen pulmoner 

nokardiyoz (pnömoni, akciğer absesi, kaviter lezyonlar) ve 

bakterinin kesilmiş ya da hasarlanmış deri ile teması 

sonucunda oluşan kutanöz nokardiyoz (selülit, ülserler) 

olmak üzere iki şekilde ortaya çıkabilir. Daha sonra 

enfeksiyon beyin, böbrekler, eklemler, kalp, gözler ve 

kemiklere dissemine olabilir (3). Kateterize, özellikle 

postoperatif olgularda nokardiya bir hastane kökenli 

enfeksiyon olarak da ortaya çıkabilir. İnsandan insana 

geçiş tanımlanmamıştır. Pulmoner nokardiyozisde klinik 

olarak semptomlar akciğer tüberkülozuna benzerdir. 

Nokardia türleri ile olan enfeksiyonlar diyabet, 

malignensi, HIV/AIDS, kronik alkolizm gibi immün sistemi 

zayıflatan durumlarda ortaya çıkar. Gelişmekte olan 

ülkelerde olguların %60’ından fazlası immün sistemi 

baskılanmış olgulardır ve erkeklerde görülme oranı 

kadınlara göre daha yüksektir (erkek/kadın: 3/1) (1). 

Diğer Actinomycetes üyeleri ve M. tuberculosis gibi diğer 

solunumsal patojenlerin oluşturduğu enfeksiyonlar ile 

klinik benzerlik göstermesi nedeniyle pulmoner 

nokardiyozisin tanısı zordur. 

İlk olarak plevral efüzyon ile başvuran, devamında 

tekrarlayan uzamış pnömoni tablosu gelişen, herhangi bir 

immünsüpresif hastalık öyküsü olmayan ve beraberinde 

pulmoner tromboemboli (PTE) izlenen bir pulmoner 

nokardiozis olgusu, tanı koymadaki güçlükler ve 

ülkemizde nadir görülmesi nedeniyle literatür eşliğinde 

sunuldu. 

OLGU 

Yaklaşık 15 gündür nefes darlığı, halsizlik ve zaman zaman 

ateş yakınmaları olan 36 yaşında kadın hasta dış 

merkezde çekilen toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) 

sağ akciğer alt zonda infiltrasyon ve sağda az miktarda 

plevral efüzyon saptanması üzerine ileri tetkik amaçlı 

olara kliniğimize yönlendirilmiş. Hasta pnömoni ve parapnömonik 

efüzyon ön tanısı ile kliniğimize yatırıldı. 

Hastanın öz-soy geçmişinde bir özellik saptanmadı ve 

sigara içme öyküsü yoktu. Fizik muayenesinde, sağ alt 

zonda solunum seslerinde azalma mevcuttu. Posteroanterior 

(PA) akciğer grafisinde, sağ kostofrenik sinüs 

kapalı ve sağ diyafragmada hafif yukarı doğru yer değiştirme 

izlendi (Şekil 1A). Hastanın dış merkezli toraks BT 

görüntülerine ulaşılamadı. 

Şekil 1A ve B: PA akciğer grafisinde sağ kostofrenik sinüs kapalı ve sağ 

diyafragmada hafif yukarı doğru yer değiştirme (A). Kontrol PA grafide 

minimal regresyon (B). 


Akciğer Kavitasyonların Nadir Bir Nedeni: Pulmoner Nokardiyoz | İn ve ark. 

Rutin kan tetkiklerinde C-reaktif protein (CRP) (161 mg/L) 

ve sedimantasyon (63 mm/saat) yüksekliği dışında, biyokimyasal 

tetkik ve tam kan sayımı sonuçları normal sınırlar 

içerisinde idi. Zaman zaman 39˚C’ye varan ateşi olan 

hastaya balgam ve kan kültürleri alındıktan sonra moksifloksasin 

400 mg flk (1x1) ve seftriakson 1 gr flk (2x1) 

tedavi başlandı. Takiplerinde ateşlerinin devam etmesi 

üzerine Enfeksiyon Hastalıkları konsültasyonu istendi ve 

önerileri ile piperasilin-tazobaktam flk 3x4,5 mg ve siprofloksasin 

500 mg tb 2x1 tedavisi başlandı. Hastaya ultrasonografi 

(USG) eşliğinde torasentez yapıldı. Sıvı eksüda 

karakterinde idi (plevral sıvı LDH düzeyi 406 U/L). Sıvıda 

gram boyamada bakteri izlenmedi ve aside rezistan basil 

(ARB) (-) olarak saptandı. Ayrıca plevral sıvı adenozin 

deaminaz (ADA) düzeyi 19,84 U/L olarak bulundu. Kan 

ve balgam kültürlerinde üreme olmadı. Takiplerinde sağ 

kolunda ağrı ve hareket kısıtlılığı olan hastaya yüzeyel 

doku USG yapıldı, vena sefalica, vena basilica ve diğer 

yüzeyel venlerin lümenlerinde nonkomprese hiperekojen 

subakut trombüse ait görünüm izlenmesi üzerine Kalp- 

Damar Cerrahisi tarafından önerilen enoksaparin 0,6 ü 

2x1 sc, asetil salisilik asit 150 mg tb 1x1, kalsiyum dobesilat 

500 mg tb 2x1 başlandı. Üç haftalık antibiyotik tedavisi 

sonrası klinik ve laboratuvar bulgularında düzelme 

izlenen ve akciğer grafisinde minimal regresyon saptanan 

hasta kontrole gelmek üzere taburcu edildi (Şekil 1B). 

Hasta yaklaşık 10 gün sonra poliklinik kontrolü için başvurduğunda 

çekilen toraks BT’de, sağ plevral düzeyde üç 

cm kalınlığa ulaşan lobüler konturlu ve plevral kalınlık 

artışının eşlik ettiği mayi alanları ile komşu parankimde 

atelektazik değişiklik ve buzlu cam görünümleri izlendi 

(Şekil 2A). Bunun üzerine hastaya plevral biyopsi önerildi. 

Önce plevral biyopsiyi kabul etmeyen ancak yaklaşık 10 

gün sonra biyopsi için başvuran hastanın lökosit düzeyi 

9,73x103/µL, sedim: 76 mm/sa ve CRP düzeyi 128 mg/L 

idi. Arada subfebril ateşleri olan hastaya moksifloksasin 

400 mg flk 1x1 ve piperasilin-tazobaktam flk 3x4.5 gr 

tedavi başlandı ve plevral biyopsi için hazırlık yapılırken 

kontrol amaçlı birkaç kesit alınan toraks BT’de sıvıda tam 

regresyon görülmesi üzerine plevral biyopsi iptal edilerek 

antibiyotik tedaviye devam edildi (Şekil 2B). 

Yaklaşık üç haftalık antibiyotik tedavi ile klinik ve laboratuvar 

bulgularında düzelme izlenen olgunun çekilen kontrol 

PA akciğer grafisinde sağda plevral sıvı izlenmezken, 

sağ parakardiyak alanda oldukça homojen infiltrasyon 

saptandı, tekrar ateşi yükseldi ve tekrar laboratuvar bulgularında 

bozulma saptandı (BK: 18,41x103/µL, sedim: 

61 mm/sa, CRP: 127 mg/L) (Şekil 3A). Hastanın tüm 

romatolojik belirteçleri ve anti nötrofil stoplazmik antikor 

(ANCA) sonuçları negatif olarak geldi. İlk torasentezdeki 

plevral sıvı ARB kültür sonucu negatif idi. Bunun üzerine 

hastaya bronkoskopi yapıldı, tüm bronş sistemi açık normal 

olarak izlendi ve alınan bronş aspirasyonunda ARB 

direkt bakı, polimeraz zincir reaksiyonu (PCR) negatif 

olarak bulundu ve bakteri üremesi saptanmadı. Bronş 

lavajı, çok sayıda bronş epitel hücresi, çok sayıda alveolar 

makrofaj, az sayıda skuamöz epitel hücresi ve kok 

kümeleri ve benign sitoloji olarak geldi. Bu arada takipte 

çekilen kontrol grafide kaviter imaj saptandı (Şekil 3B). 

Hastaya eş zamanlı olarak çekilen toraks BT’de kaviter 

imaja ek olarak sağ ana pulmoner arterde, lob ve segment 

dallarında dolum defektine neden olan hipodens 

görünümler izlendi (Şekil 3C). Zaten yatışından itibaren 

enoksaparin 0,6 ü flk 2x1 tedavi almakta olan hastanın 

ayrıca yapılan bilateral alt ekstremite venöz dopler 

USG’sinde ana femoral ven, popliteal vende, sağ yüzeyel 

femoral vende VSM proksimal kesimde fokal kısa bir 

segmentte akıma minimal izin veren lümene tamamına 

yakın dolduran heterojen hipoekoik görünüm izlendi 

(subakut-kronik trombüs lehine değerlendirildi). Hastanın 

trombofili panelinde faktör V G1691A’da heterozigot 

mutasyon ve MTHFR C6771’de homozigot mutasyon 

saptandı. Kan ve balgam kültürlerinde ve ilk takipte gönderilen 

balgam tüberküloz kültürlerinde üreme saptanmadı. 

İkinci kez non-spesifik antibiyoterapiye rağmen 

tekrar klinik, radyolojik ve laboratuvar olarak progresyon 

izlenen ve 38°C ateşleri olan hastaya 4’lü anti-tüberküloz 

deneme tedavisi başlandı. Yaklaşık 11 gün antitüberküloz 

tedaviye devam edilen hastanın ateşlerinin 

düşmemesi üzerine BT eşliğinde transtorasik akciğer biyopsisi 

yapıldı. Biyopsi sonucu ''yaygın iskemik nekroz ve 

nekroz alanları içinde hifsel yapılar mevcuttur. Uygulanan 

hematoksilen&eozin ve giemsa boyalarında çomak şeklinde 

bakteri kümeleri ve flamentöz yapılar izlendi. Bulgular 

nokardiya enfeksiyonu ile uyumludur'' şeklinde geldi 

(Şekil 4). Bunun üzerine hastaya paranteral trimetoprim/sülfametoksazol 

(8/40 mg/kg/gün) ve linezolid (40 

mg/kg/gün) tedavisi başlandı. Yaklaşık bir aylık parenteral 

tedaviden sonra hastanın klinik, laboratuvar ve radyolojik 

bulgularında belirgin düzelme izlendi (Şekil 5). Bu 

arada çekilen kranial MR’da patoloji saptanmadı. Bir 

aylık tedaviden sonra oral trimetoprim/sülfametoksazol 

tedavisine geçilerek hasta taburcu edildi. 

TARTIŞMA 

Saprofit nokardiya türleri genellikle yüzeyel deri enfeksiyonları, 

pulmoner enfeksiyonlar oluştururken dissemine 



nokardiyoz immünsupresif ve debil hastalarda oluşmaktadır 

(1). Nokardiyoz için risk faktörleri kortikosteroid 

kullanımı, intravenöz ilaç kullanımı, transplantasyon, 

kazanılmış immün yetmezlik sendromu, kronik obstrüktif 

akciğer hastalığı, pulmoner fibrosis ve silikozis gibi altta 

yatan bir akciğer hastalığının varlığıdır. On olguluk bir 

nokardiyoz serisinde, 10 olgunun 8’inde altta yatan bir 

hastalık varlığı saptanmıştır (4). Immün sistemi normal 

olan bireylerde ise enfeksiyon genellikle kroniktir ve nonspesifik 

semptomlarla seyreder. Nokardiya enfeksiyonlarının 

%10-50’si immunkompetan bireylerde oluşmaktadır 

(5). Ülkemizde immün sistemi normal olan bir olgu Karakan 

ve ark. (6), bir diğer olgu ise Subak ve ark. (7) tarafından 

bildirilmiştir. Olguların 2/3’ünde enfeksiyonun 

primer tutulum yeri akciğerlerdir (5). İnsanlarda gelişen 

nokardiya enfeksiyoları için literatür bilgisi sınırlıdır, olgu 

serileri şeklinde bilgi azdır ve genellikle olgu sunumu 

şeklindedir (4,8). 

Şekil 4A ve B: Etrafı nekroz alanları ve inflamatuar hücrelerle çevrili 

bakteri kümeleri (okla gösterilmiştir) ve flamentöz yapılar (H&E, 400X) 

(A). Giemsa boyamada bakteri kümeleri ve flamentöz yapılar (okla 

gösterilmiştir) (400X) (B). 

Şekil 2A ve B: Toraks BT’de sağda loküle plevral efüzyon ve komşu 

parankimde atelektazik değişiklik ve buzlu cam görünümleri (A). Biyopsi 

için kontrol amaçlı çekilen BT’de sıvıda regresyon (B). 

Şekil 3A ve B: Akciğer grafisinde sağ alt zonda infiltrasyon (A). Akciğer 

grafisinde ve toraks BT’de sağda kaviter imaj (B). Sağ ana pulmoner 

arterde hipodens dolum defekti (C). 

Akciğer nokardiozisi remisyon ve ataklarla seyreder. Akciğer 

enfeksiyonu genellikle (%85) N. asteroides ile oluşur. 

Radyolojik bulgular küçük nodüllerden kavitasyonla birlikte 

bilateral infiltrasyonlara kadar değişir (5). En sık görülen 

radyolojik bulgu alveolar konsolidasyondur (4). Konsolidasyon 

genelde homojen ve multilobulerdir. Ayrıca 

kavitasyon, konsolidasyon (%40–70), plevral sıvı (%36), 

nodüller (%20) ve kitle benzeri görünüm (%20) şeklinde 

radyolojik bulgular verebilir. Hastalık daha çok üst lobda 

yerleşimli olduğundan direkt grafilerde tüberküloz ile 

karışmaya meyillidir (6). İmmünkompetan pulmoner nokardiyozlu 

olgunun birinde PA akciğer grafisinde belirgin 

olarak sol at zonda olmak üzere bilateral infiltrasyonlar, 

toraks BT’de de bilateral alt lobların superior segmentlerinde 

heterojen opasiteler, diğerinin PA grafisinde ise sağ 

akciğer üst zonda daha yoğun izlenen, içinde hava bronkogramları 

görülen heterojen dansite artımı saptanmıştır 

(6,7). Yıldız ve ark.’nın (9) serisinde ise pulmoner nokardiyozlu 

üç hastanın ikisinde konsolidasyon alanları, birinde 

de büyük pulmoner nodül şeklinde radyolojik bulgular 

tespit edilmiştir. Bizim olgumuzda da pulmoner nokardiyoz 

başlangıçta plevral efüzyon şeklinde prezente olmuş 

daha sonra da kaviter lezyon izlenmiştir. Nokardiyozis 



aşlangıçta üst lob tutulumunun yaygın olması ve Nokardiya 

türlerinin zayıf aside rezistan olması nedeniyle sıklıkla 

tüberküloz olarak yanlış tanı alabilir (10). Pulmoner nokardiyozun 

ayırıcı tanısında fungal (örn. Aspergillus spp, 

zygomycosis [mucormycosis], C. neoformans), mikobakteryel 

(örn. M. tuberculosis, M. avium intracellulare complex, 

M. kansasii) ve bakteryel enfeksiyonlar (örn. Rhodococcus 

equi ve P. aeruginosa ile K. pneumoniae gibi 

gram-negatif basiller) ve malignensiler yer alır (11). Olgumuzda 

da non-spesifik tedaviye rağmen klinik durumun 

kötüleşmesi ve radyolojik olarak kaviter imaj gelişmesi 

nedeniyle bronş aspirasyonunda ARB direk bakı negatif 

gelmesine rağmen bir süre anti-tüberküloz tedavi başlandı. 

Ancak tedaviye rağmen klinik durumun daha da kötüleşmesi 

üzerine anti-tüberküloz tedavi kesilerek transtorasik 

biyopsi yapıldı. 

Pulmoner nokardiyozda en belirgin semptomlar, öksürük 

(%77), ateş (%74) ve nefes darlığıdır (%65). Hemoptizi 

daha nadir görülür. Klinik bulgular nonspesifik olup tanıdan 

önce yaklaşık %70 oranında kronik seyirlidir. Nötrofil 

hâkimiyeti belirgin olmak üzere orta derecede lökositoz 

izlenebilir (4). Fizik muayenede raller, konsolidasyon ve 

plevral efüzyon bulguları bulunabilir. 

Olgumuzda takip sırasında henüz nokardiya tanısı konulmadan 

önce PTE gelişmiş olup trombofili panelinde 

faktör V G1691A’da heterozigot mutasyon ve MTHFR 

C6771’de homozigot mutasyon saptanmıştır. PTE ile 

nokardiyoz birlikteliği hakkında araştırmamız dâhilinde 

literatürde çok az bilgiye ulaşılmıştır. İmmünkompetan bir 

olguda Nocardia farcinica ile primer beyin absesi ve pulmoner 

emboli birlikteliği şeklinde sunulan bir olgu mevcuttur 

(12). Bunun yanında, PTE gelişiminden bir süre 

sonra pulmoner nokardiyoz gelişen renal transplantasyonlu 

iki olgu da bildirilmiştir (13). Nokardiyozun altta yatan 

bir akciğer hastalığı ile birlikteliğinde, genellikle kronik bir 

akciğer hastalığı söz konusudur. Bir renal transplant alıcısında 

pulmoner emboli ile etkilenmiş segmente komşu 

akciğer segmentinde pulmoner nokardiyoz gelişen bir 

olgu da bildirilmiştir (14). PTE’nin, pulmoner nokardiyoz 

ile komplike durumlar listesine eklenebilir olduğu ifade 

edilmiştir (13). 

Nokardiyozun nonspesifik ve farklı klinik prezentasyonu 

ayrıca rutin kültüründe zorluklar nedeniyle kesin tanısında 

gecikme olmaktadır. Semptomların başlamasından sonra 

ortalama tanı zamanı farklı çalışmaların sonuçlarına göre 

42 gün ile 12 ay arasında değişmektedir. Nokardiozis 

tanısı, bronş lavajı, balgam, apse aspirasyonu gibi klinik 

örneklerden organizmanın izole edilmesi ile konulur. 

Tanıda klinisyenin nokardia enfeksiyonu şüphesi uyarıcıdır. 

Nokardiya tanısı nokardiya türlerinin solunumsal sekresyonlardan 

izolasyonuna dayanmalıdır. Olguların 

%90’ında balgam kültürü pozitiftir ve bronkoalveolar 

lavaj yapıldığında pozitiflik oranı %100’dür. Nokardia 

türleri rutin mikrobiyoloji laboratuvarlarında kullanılan 

gerçek besiyerinde kolaylıkla üreyebilmektedir. Üremeleri 

3–5 gün arasındadır. Normalde insan vücut sıvılarında 

Nokardiya türleri yoktur bu nedenle bu sıvılarda üremesi 

durumunda hastalık etkeni olarak kabul edilmesi ve tedaviye 

gecikmeden başlanması gerekmektedir. İnvazif tanısal 

yöntemlerin uygulanması tanı değerini artırır. Bu nedenle 

bu metodlar balgam bakteryel incelemeyle bir sonuca 

ulaşılamazsa kullanılmalıdır (4). Nokardiya tanısındaki 

zorluklar non-invazif metodlarla alınan örneklerin 

yetersizliği ile bağlantılı olabilir. Bir olgu serisinde nokardiyoz 

tanısı için olguların %44’ünde invazif prosedür gerekmiştir 

(15). Olgumuzda ilk başvuruda alınan balgam 

ve kan kültürlerinde ve sonrasında bronş aspirasyonunda 

patojen bakteri saptanmadı. Nokardiya türlerinin izolasyon 

ve identifikasyonu zor olabilir. Nokardiya türleri yavaş 

büyüyen organizmalardır ve uzun bir inkübasyon periyodu 

gerektirir. Bu nedenle kültürler negatif denilmeden önce 

en az üç hafta bekletilmelidir. 

Tanı konulduktan sonra tedavi ilacının seçimi için hastalığın 

ciddiyeti, ilaç toksisitesi ve hastanın durumuna göre 

karar verilmelidir. Günümüzde nokardiyozun standart 

tedavisinde rezistan olgular bildirilse de yüksek duyarlılık 

nedeniyle sülfonamidler ilk tercih antibiyotik olarak kabul 

edilmektedir (5,16). Trimetoprim/Sülfametoksazol için 

önerilen doz 5–10 mg/kg (trimetoprim) and 25–50 

mg/kg (sülfametoksazol)’dir (17). Başlangıçta parenteral 

tedavi ardından klinik yanıta göre 3-6 hafta sonra oral 

tedavi önerilir. Genellikle tedavinin başlangıcından 7-10 

gün sonra klinik düzelme izlenir. Amikasin ve imipenem 

ise alternatif seçeneklerdir. Nokardiya tedavisinde kullanılan 

trimetoprim-sülfametoksazol, minosiklin, üçüncü kuşak 

sefalosporinler ve kinolonlar gibi antibiyotiklere karşı 

giderek artan direnç oranları, nokardiya tedavisinde tigesiklin 

ve linezolid gibi yeni antibiyotiklerin kullanımını 

gündeme getirmiştir. Ayrıca nokardiya izolatlarının kullanılan 

bu yeni antibiyotiklere duyarlı olduğu gösterilmiştir 

(18). İmmünsupresyonu, yaygın hastalığı veya santral sinir 

sistemi tutulumu olan hastalar ve ciddi olgularda kombinasyon 

tedavisi önerilmektedir (19,20). Bizim olgumuzda 

da tanı öncesi uzamış antibiyotik tedavisine rağmen klinik, 

radyolojik ve laboratuvar olarak hastanın belirgin kötüleşmesi 

nedeniyle nokardiya tanısı sonrası kombinasyon 

tedavisi tercih edilmiştir. Tedavi süresi standart olmamakla 

birlikte genellikle 3-6 ay arasında önerilmekte süre 



klinik ve komorbid duruma göre değişiklik göstermektedir 

(5). Tedavi süresi tam olarak bilinmemekle birlikte, literatüre 

göre nokardiyanın lokalize formlarında tedavinin 6 

hafta sürdürülmesi, dissemine formunda ise 6 ay ile 1 yıl 

arasında tedavisi de önerilmektedir (21). İmmün düşkün 

hastalarda ve santral sinir sistemi tutulumu olanlarda 

tedavi 6-12 aya kadar sürdürülmelidir. Bu tedavi sırasında 

mümkün ise immün baskılayıcı ilaç dozları azaltılmalıdır. 

Sonuç olarak; genellikle immünsüpresif hastalarda görülmekle 

birlikte, immün sistemi normal olsa bile nonspesifik 

antibiyotik tedavisine yanıt vermeyen, plevral efüzyonu 

ve özellikle akciğerde kaviter lezyonları olan olgular, 

akciğer tüberkülozunun dışlanması durumunda pulmoner 

nokardiyoz açısından da mutlaka incelenmelidir. 

ÇIKAR ÇATIŞMASI 

Bu makalede herhangi bir çıkar çatışması bildirilmemiştir. 


Fikir - M.K., F.D., E.İ., G.K., T.T., S.Ş.; Tasarım ve Dizayn 

- M.K., F.D., E.İ., G.K., T.T., S.Ş.; Denetleme - M.K., F.D., 

E.İ., G.K., T.T., S.Ş.; Kaynaklar - M.K., F.D., E.İ.; Malzemeler 

- M.K., E.İ.; Veri Toplama ve/veya İşleme - M.K., 

F.D., E.İ., T.T., S.Ş.; Analiz ve/veya Yorum - M.K., F.D., 

E.İ.; Literatür Taraması - F.D., E.İ.; Yazıyı Yazan - M.K., 

F.D., E.İ.; Eleştirel İnceleme - M.K., F.D., E.İ. 

KAYNAKLAR 

1. Kandi V. Human nocardia infections: a review of pulmonary 

nocardiosis. Cureus 2015; 7:e304. [CrossRef] 

2. Akbaş A, Seyhan EC, Sökücü SN, Altın S, Günlüoğlu G, 

Altay S. Diyabetik hastada sistemik nokardiyoz. Respir 

Case Rep 2012; 1:37-41. [CrossRef] 

3. Ambrosioni J, Lew D, Garbino J. Nocardiosis: updated 

clinical review and experience at a tertiary center. Infection 

2010; 38:89-97. [CrossRef] 

4. Menendez R, Cordero PJ, Santos M, Gobernado M, 

Marco V. Pulmonary infection with Nocardia species: a 

report of 10 cases and review. Eur Respir J 1997; 

10:1542–6. [CrossRef] 

5. Lederman ER, Crum NF. A case series and focused review 

of nocardiosis: clinical and microbiologic aspects. 

Medicine (Baltimore) 2004; 83:300–13. [CrossRef] 

6. Karakan Y, Elbek O, Uyar M, Zer Y, Tulu M, Dikensoy 

Ö. Nocardia transvalensis infection in an 

immunocompetent patient reported from Turkey. Tuberk 

Toraks 2007; 55:295–8. 

7. Subak M, Gayaf M, Şenol G, Karasu I, Özsöz A. İmmün 

sistemi normal olan bir hastada pulmoner nokardiyozis. 

Respir Case Rep 2014; 3:51-5. [CrossRef] 

Şekil 5: Nokardiya enfeksiyonuna yönelik tedavi öncesi akciğer grafisinde 

sağ alt zonda kaviter imaj görünümü (A), Nokardiya enfeksiyonuna 

yönelik tedavi başlangıcından bir ay sonraki akciğer grafisinde kaviter 

imajda tama yakın regresyon (B). 

8. Saubolle MA, Sussland D. Nocardiosis: review of clinical 

and laboratory experience. J Clin Microbiol 2003; 

41:4497–501. [CrossRef] 

9. Yıldız O, Alp E, Tokgöz B, Tucer B, Aygen B, Sumerkan B, 

et al. Nocardiosis in a teaching hospital in the Central 

Anatolia region of Turkey: treatment and outcome. Clin 

Microbiol Infect 2005; 11: 495–9. [CrossRef] 

10. Lerner PI. Nocardiosis. Clin Infect Dis 1996; 22: 891- 




11. http://www.uptodate.com/contents/clinicalmanifestations-and-diagnosis-of-nocardiosis. 

12. Djennane S, Zecknini K, Billy C, Kamga I, Perronne V, 

Granier F. Nocardia farcinica brain abscess associated 

with a pulmonary embolism in an immunocompetent patient. 

Presse Med 2005; 34:522-4. 

13. Tzamaloukas AH, Ahlin T, Katzestein D, Sterling WA. Association 

of pulmonary embolism and pulmonary nocardiosis 

in renal transplant recipients. Transplantation 1982; 


14. Case records of the Massachusetts General Hospital. 

Weekly clinicopathological exercises. Case 2--1978. N 

Engl J Med 1978; 298:154-9. [CrossRef] 

15. Georghiou PR, Blacklock ZM. Infection with Nocardia 

species in Queensland. A review of 102 clinical isolates. 

Med J Aust 1992; 156:692–7. 

16. Mootsikapun P, Intarapoka B, Liawnoraset W. Nocardiosis 

in Srinagarind Hospital, Thailand: review of 70 cases 

from 1996–2001. Int J Infect Dis 2005; 9:154–8. 

[CrossRef] 

17. Wallace RJ, Septimus EJ, Williams TW, Conklin RH, Satterwhite 

TK, Bushby MB, et al. Use of trimethoprimsulfamethoxazole 

for treatment of infections due to Nocardia. 

Rev Infect Dis 1982; 4:315–25. [CrossRef] 

18. Maraki S, Scoulica E, Nioti E, Tselentis Y. Nocardial infection 

in Crete, Greece: review of fifteen cases from 

2003 to 2007. Scand J Infect Dis 2009; 41:122-7. 

[CrossRef] 

19. Khardori N, Shawar R, Gupta R, Rosenbaum B, Rolston K. 

In vitro antimicrobial susceptibilities of Nocardia species. 

Antimicrob Agents Chemother 1993; 37: 882–4. 

[CrossRef] 

20. Mamelak AN, Obana WG, Flaherty JF, Rosenblum ML. 

Nocardial brain abscess: treatment strategies and factors 

influencing outcome. Neurosurgery 1994; 35:622-31. 

[CrossRef] 

21. Curry WA. Human nocardiosis. A clinical review with selected 

case reports. Arch Intern Med 1980; 140:818– 26. 

[CrossRef] 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Tanısı Oldukça Gecikmiş Bir İmmün Yetmezlik 

Olgusu: Good's Sendromu 

A Case Report with a Considerably Delayed Diagnosis of 

Immunodeficiency: Good's Syndrome 

Soner Umut Küver 1 , Fatma Tokgöz Akyıl 1 , Ercan Nain 2 , Meltem Çoban Ağca 1 , Ayça Kıykım 2 , 

Aylin Güngör 1 , Tülin Sevim 1 

Özet 

Good’s sendromu (GS), timoma ve immün yetmezliğin 

birlikteliği ile karakterize oldukça nadir bir hastalıktır. 

Altmış altı yaşında kadın hasta alt solunum yolu 

enfeksiyonu ve hipoksemik solunum yetmezliği tanılarıyla 

kliniğimize yatırıldı. On iki yıl önce mediastinal 

kitle nedeniyle opere edilmiş ve iyi diferansiye timik 

karsinom saptanmıştı. Son yıllarda sık alt solunum 

yolu enfeksiyonları öyküsü mevcuttu. Eski akciğer 

görüntülemelerinde tekrarlayan akciğer enfeksiyonlarını 

düşündüren bronşektazi, peribronşial kalınlaşmalar 

ve yer değiştiren nodüller saptandı. Hastanın 

öyküsü, klinik ve radyolojik bulguları sonucunda 

immün yetmezlik ön tanısı ile istenen immünglobulin 

(Ig) paneli ve lenfosit aktivitesi değerlendirmesinde, 

IgG seviyesi ve T lenfosit aktivitesinde düşüklük saptandı 

ve timoma ve immün yetmezlik birlikteliği olarak 

‘Good’s sendromu’ tanısı konuldu. On dört gün 

antibiyoterapi sonunda düzelme sağlanan hasta 

immünoloji kliniğine yönlendirilerek taburcu edildi. 

İmmünoloji tarafından intravenöz immünglobulin ve 

proflaktik trimetoprim sulfametoksazol tedavisi başlanan 

hastanın enfeksiyon atakları azaldı. Tedavinin 

ikinci yılında stabil olarak takip edilmektedir. 

Anahtar Sözcükler: Good's sendromu, immun yetmezlik, 

timoma. 

Abstract 

Good’s syndrome is a rare disease which is characterized 

by association of a thymoma and immunodeficiency. 

A 66-year-old woman was admitted with the 

diagnosis of lower respiratory tract infection and 

hypoxemic respiratory failure. Twelve years ago, she 

was operated for a mediastinal mass, and a welldifferentiated 

thymic carcinoma was detected. She 

had a history of frequent recurrent lower respiratory 

tract infections. There were bronchiectasis, peribronchial 

thickening, and migratory nodules in past chest 

radiographs, suggesting recurrent pulmonary infections. 

Immunoglobulin (Ig) panel and lymphocyte 

activity were assessed with a preliminary diagnosis of 

immune deficiency. Decreased IgG levels and T lymphocyte 

activity were detected, and she was diagnosed 

with Good's syndrome. The patient showed 

clinical improvement at the end of a 14-day antibiotic 

therapy and was discharged to be referred to the 

immunology clinic. The infection episodes were reduced 

following intravenous immunoglobulin treatment, 

and prophylactic sulfamethoxazole trimethoprim 

treatment was initiated by the immunology 

clinic. She is still stable in the second year of followup. 

Key words: Good's syndrome, immunodeficiency, 

thymoma. 

1 Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve 

Araştırma Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Kliniği, İstanbul 

2 Marmara Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Çocuk Alerji ve 

İmmünolojisi Hastalıkları, İstanbul 

1 Department of Chest Diseases, Süreyyapaşa Chest Diseases 

and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, 

Turkey 

2 Department of Pediatric Allergy and Immunology, Marmara 

University Hospital, İstanbul, Turkey 


İletişim (Correspondence): Soner Umut Küver, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve 


e-mail: sonerumut@hotmail.com 

36


Good’s sendromu (GS), timoma ve immün yetmezliğin 

birlikteliği ile karakterize oldukça nadir bir hastalıktır. 

Hastalarda B hücre yokluğu ya da azlığı, 

hipogamaglobulinemi, hücre aracılı immünite defekti 

bulunur. Bu nedenle bakteriyel, fungal, viral ve fırsatçı 

infeksiyonlara yatkınlık vardır. En sık, tekrarlayan alt ve üst 

solunum yolu enfeksiyonları saptanırken hastaların 

yaklaşık yarısında diyare görülür ve genellikle kroniktir. 

Hastalarda ayrıca, saf eritrosit aplazisi ve miyastenia 

gravis gibi otoimmün sendromlar da görülebilir (1-3). 

Güncel bilgiler ışığında, 12 yıl önce timoma rezeksiyonu 

yapılan ve tekrarlayan bronkopnömonileri olan, yapılan 

tetkiklerinde GS tanısı konulan olgumuzu nadir görülmesi 

ve tanının gecikmiş olması nedeniyle tartışmayı amaçladık. 

OLGU 

Altmışaltı yaşında kadın hasta, bir haftadır devam eden 

öksürük, nefes darlığı, terleme yakınmaları ile kliniğimize 

başvurdu ve hipoksemik solunum yetmezliği, pnömoni 

tanıları ile yatışı yapıldı. Hastanın bu şikâyetleri üç aydır 

dönemsel olarak tekrarlamaktaydı ve hastanın üç ay önce 

hemoptizi nedeniyle hastane yatışı mevcuttu. Ev hanımı 

olan hasta İstanbul’da doğup büyümüştü, 5 paket/yıl 

sigara içmişti. Öz geçmişinden; 12 yıl önce mediastinal 

kitle nedeniyle opere edildiği ve iyi diferansiye timik karsinom 

saptandığı öğrenildi. Son 10 yıldır yılda 3-4 kez 

tekrarlayan alt solunum yolu enfeksiyonları nedeniyle sık 

antibiyotik kullanımı ve sık hastane yatışları olduğunu 

ifade etti. 

Fizik muayenesinde, genel durumu orta, arteryel kan 

basıncı 110/70 mmHg, kalp tepe atımı 130/dk, vücut 

ısısı 37°C, solunum sayısı 15/dk, pulse oksimetre ile oksijen 

saturasyonu %90 (oda havasında) idi. Solunum sistemi 

muayenesinde, her iki akciğer alt alanda inspiratuar 

ince raller duyuldu. Laboratuvar tetkiklerinde; beyaz kan 

hücresi 15.720/mm 3 , hemoglobin 12,5 g/dl, trombosit 

443.800/mm 3 , CRP 104 mg/L olarak saptandı. Biyokimya 

tetkikleri, hafif protein düşüklüğü (6 gr/dl) dışında 

normal sınırlardaydı. 

Posteroanterior akciğer grafisinde, bilateral tüm zonlarda 

heterojen dağınık yerleşimli retikülonodüler gölge koyuluğu 

artışı mevcuttu (Şekil 1). Hastaya enfekte bronşektazi 

tanısı ile seftriakson ve klaritromisin tedavisi başlandı. 

Balgam çıkaramadığı için asidorezistan basil (ARB) ve 

balgam kültürü çalışılamadı. 

Şekil 1: Başvuru posteroanterior akciğer grafisi. 

Ampirik antibiyotik tedavisinin ilk haftasında klinik durumunda 

ve laboratuvar parametrelerinde düzelme gözlenmeyen 

hastaya fiberoptik bronkoskopi (FOB) uygulandı. 

Endobronşiyal değerlendirmede, trakeadan itibaren 

her iki bronşiyal sistemde yaygın pürülan sekresyon mevcuttu. 

Alternatif tanılara ve etyolojik mikrobiyal ajana 

yönelik lingula süperior segmentten, 160 cc SF verilip 

100 cc geri alınarak bronkoalveolar lavaj (BAL) yapıldı. 

Antibiyoterapi enfeksiyon hastalıkları ile konsülte edilerek 

piperasilin/sülbaktam ve siprofloksasin olarak düzenlendi. 

BAL sıvısında yoğun nötrofil hakimiyeti mevcuttu; lenfosit: 

%3, nötrofil: %75, makrofaj: %20, eozinofil: %2 idi. 

Bronkoskopik lavajdan alınan nonspesifik kültür ve mantar 

kültüründe üreme olmadı, ARB ve galaktomannan 

negatif saptandı, sitolojik inceleme lenfosit ve polimorflar, 

bronş epitelleri olarak raporlandı. Yeni antibiyoterapinin 

üçüncü gününden itibaren klinik ve laboratuar yanıtı alındı. 

Hastanın solunumsal yakınmaları nedeniyle dış merkezlerde 

daha önceden çekilen toraks bilgisayarlı tomografi 

(BT)’leri incelendi (Şekil 2). Bronşektazilere eşlik eden, her 

defasında farklı görünüm sergileyen retikülonodüler infiltrasyonlar, 

farklı lob ve segmentlerde sebat eden konsolidasyonlar 

nedeniyle tekrarlayan akciğer enfeksiyonları 

düşünüldü. İmmün yetmezlik ön tanısı ile immünglobülin 

(Ig) paneli ve lenfosit aktivitesi istendi. IgG 515 mg/dl 

(700-1600), aktive T lenfosit: %0,34 (7-15) saptandı 

(Tablo 1). IgG düzeyinde ve T lenfosit aktivitesinde düşüklük 

saptanan hastada timoma ve immün yetmezlik birlikteliği 

olarak Good’s sendromu tanısı konuldu. 


Tanısı Oldukça Gecikmiş Bir İmmün Yetmezlik Olgusu: Good's Sendromu | Küver ve ark. 

On dört gün antibiyoterapi sonunda düzelme sağlanan 

hasta immünoloji kliniğine yönlendirilerek taburcu edildi. 

İmmünoloji tarafından intravenöz immünglobülin ve proflaktik 

trimetoprim sulfametoksazol tedavisi başlandı. Hasta 

halen tedavinin ikinci yılında stabil seyretmektedir. 

Şekil 2: Geçmiş toraks BT kesitleri. 

Tablo 1: Hastanın immünglobülin paneli ve lenfosit aktivitesi değerleri. 

İmmünglobülin paneli 

Normal aralık 

Hasta 

IgG (mg/dl) 700-1600 515 

IgG1 (mg/dl) 3.8 - 9.2 2.1 

IgG2 (mg/dl) 2.4- 7 2.1 

IgA (mg/dl) 70-400 197 

IgM (mg/dl) 40-230 71 

Lenfosit analizi 

WBC (/mm 3 ) 4000-10.000 5890 

Lenfosit (/mm 3 ) 1200-3100 800 

CD3 (%) 60-85 78 

CD19 (%) 7-23 1.6 

CD4 (%) 29-59 62 

CD8 (%) 19-48 15.4 

CD4/CD8 0.6-2.8 4.03 

CD16/CD56 6-29 9.1 

Aktive T lenfosit (%) 7-15 0.34 

TARTIŞMA 

Olgumuz, 12 yıl önce konulan timoma tanısından iki yıl 

sonra sık enfeksiyonlar geçirmeye başlayan, yılda 3-4 kez 

alt solunum yolu enfeksiyonu nedeniyle hastane yatışları 

da olan ileri yaşta bir kadın hastaydı. Başvurusunda hipoksiye 

yol açan bir enfeksiyonu mevcuttu. Olgumuz sık 

enfeksiyon geçiren hastaların ileri yaşta da olsalar, immün 

yetmezlik açısından araştırılması gerektiğini ve timoma 

öyküsü olan hastalarda uzun yıllar sonra bile immün 

yetmezlik saptanabileceğini vurgulamak açısından önemlidir. 

Timusun en sık görülen tümörleri timomalardır. Morfolojik 

ve fonksiyonel özellikleri bir arada ele alan Dünya Sağlık 

Örgütü’nün sınıflamasına göre timomalar Tip A, Tip AB, 

Tip B1, Tip B2, Tip B3 olarak ayrılmıştır. En sık görülenler 

Tip AB (Mikst) ve Tip B2 (Kortikal) olarak saptanmıştır. 

Olgumuz daha az sıklıkla görülen Tip B3 (İyi diferansiye 

timik karsinom) idi. 

Timoma ve immün yetmezlik ilişkisi ilk kez 1954 yılında 

Robert Good tarafından timoma ve hipogamaglobülinemisi 

olan bir olgu üzerine ortaya konmuştur. Kırk ile 70 

yaş arasında daha sık olmak üzere, her 2 cinsiyette benzer 

sıklıktadır. Çocuklarda da çok nadiren bildirilmiştir 

(1,2). Timoma tanılı olguların yüzde 6-11’inde immün 

yetmezlik saptanabilmektedir. Öte yandan yapılan bir 

çalışmada, göğüs hastalıkları kliniğine başvuran immün 

yetmezlikli olguların %7’sinde Good Sendromu tespit 

edilmiştir (2,4,5). Bizim olgumuz da literatürle uyumlu 

olarak 60 yaşında bir kadın idi. İmmün yetmezlik bulguları, 

timoma tanısı konulmadan önce çıkabildiği gibi tanı 

konduktan sonra üç ay ile 18 yıl arasında değişen zaman 

dilimlerinde görülebilmektedir (2). Sendromun başlangıçtaki 

klinik bulgular oldukça değişkendir. Asemptomatik 

olup akciğer grafisinde anterior mediastinal kitle saptanabilir 

ya da timomaya bağlı öksürük, göğüs ağrısı, nefes 

darlığı, yutma güçlüğü, ses kısıklığı ile kendini gösterebilir. 

Horner sendromu ve vena kava süperior sendromu ile 

prezente olan olgular da bildirilmiştir. Diğer yandan hastalar, 

hümoral ve hücresel immünite defektinin sonucunda 

enfeksiyonlarla karşımıza çıkar. Klinik tablo, X’e bağlı 

geçen agammaglobülinemi ve sık değişken immün yetmezlik 

hastaları ile benzerdir (1). En sık görülen enfeksiyöz 

komplikasyon, çoğunlukla kapsülsüz bakterilere bağlı 

gelişen tekrarlayan sinopulmoner enfeksiyonlardır. Akciğer 

apsesi ve ampiyem nadirdir, bazı hastalarda bronşektazi 

gelişebilmektedir (3). Bizim olgumuz çok sık solunum 

yolu enfeksiyonları ile prezente olmuş ve tanısı 10 yıl 

kadar gecikmişti. 



GS’de akciğer radyolojisi, tekrarlayan alt solunum yolu 

infeksiyonlarının meydana getirdiği değişiklikleri içerir ve 

genellikle bir özellik taşımaz. Timomaya ait mediastinal 

genişleme ya da kitle görünümü tespit edilebilir. Bununla 

birlikte toraks BT, sadece pulmoner komplikasyonların 

oluşturduğu parankimal değişiklikleri göstermekle kalmaz, 

aynı zamanda standart radyografilerde %20-40 oranında 

gözden kaçan timomanın ayrıntılı incelemesine olanak 

verir. Toraks BT‘de ayrıca bronşiyolit, bronşiyolitis obliterans 

organize pnömoni ve bronşektaziye ait görünümler, 

akut enfeksiyona bağlı konsolidasyonlar tespit edilebilir 

(6). Bizim olgumuzda bronşektazi, bronşial ve peribronşial 

kalınlaşmalar, daha önceki tomografilerle karşılaştırıldığında 

yer değiştiren nodüller ve konsolidasyonlar tespit 

edildi. 

Sendromda solunum yolu enfeksiyonları dışında gastrointestinal 

sistem ile ilgili belirtiler de bulunabilir, diyare %50 

oranında görülebilir. Diyare enfeksiyonlara ve/veya malabsorbsiyona 

bağlı gelişebilir. Çoğu vakada sorumlu 

patojen saptanamazken en sık izole edilen etkenler; salmonella 

başta olmak üzere, sitomegalovirüs (CMV), 

campylobacter and giardia lamblia’dır. Primer sklerozan 

kolanjit ve ülseratif kolitin de bazı olgularda bu sendroma 

eşlik ettiği bildirilmiştir. Bunların dışında hastalarda; idrar 

yolu, kemik, eklem, deri, santral sinir sistemi enfeksiyonları 

ve bakteriyemi de görülebilmektedir (7). Bizim olgumuzda 

gastrointestinal sisteme ait bulgu saptanmamıştı. 

Olguların yaklaşık %40’ında viral enfeksiyonlar görülebilir, 

sitomegalovirüs (CMV) en sık görülen patojendir. İki olguda 

mikobakteri tüberküloz enfeksiyonu bildirilmiştir. 

Sendromda hücre aracılı immünite bozukluğu bulunduğunda 

ağır CMV enfeksiyonları, mukokütanöz kandida 

enfeksiyonları, pneumocystis jirovecii pnömonisi, herpes 

zoster, herpes simplex virüs enfeksiyonları ve kaposi sarkomu 

gibi edinsel bağışıklık yetmezlik sendromundaki 

fırsatçı enfeksiyonlar görülebilir (3,7). 

Good’s sendromu, bazı hematolojik manifestasyonlar 

gösterebilir. Anemi hastaların %50-86’sında eşlik edebilir 

(1,2). Saf eritrosit aplazisi, aplastik, hemolitik ve pernisyöz 

anemi, miyelodisplastik sendromlar bilinen diğer ilişkili 

olduğu hastalıklardır. Saf eritrosit aplazisi gibi miyastenia 

gravis de GS’de otoimmünitenin bir sonucu olarak görülmektedir. 

Bizim olgumuzda ise hematolojik bulgu veya 

otoimmün başka bir hastalık bulunmamaktaydı. 

Anterior mediastinal kitle ile prezente olan bir hastada 

serum immünglobülinleri rutin tanısal incelemelerin bir 

parçası olmalıdır. Timomalı tüm hastalarda immünglobülin, 

B ve T hücre subgrup düzeyleri bakılmalıdır. İmmün 

yetmezlik her hangi bir zamanda bulgu verebileceğinden 

testler normal bulunsa bile GS şüpheli olgularda periyodik 

olarak tekrarlanmalıdır. Klinik iyileşme sağlanan hastalarda 

en erken altı hafta sonra B ve T hücre düzeyleri 

çalışılmalıdır ve CD4+ T hücre düzeylerinin diürnal değişiklik 

gösterdiği unutulmamalıdır (1,2,8). Kelesidis ve 

Yang (1) tarafından yapılan sistematik derlemede globülin 

düzeyi bakılan 110 olgunun %74,5’inde panhipogamaglobülinemi 

(IgG, IgA, IgM) saptanmıştır. İzole IgG eksikliği 

%9,1 bulunmuştur. Yine olguların %87’sinde (66/75) B 

hücre yokluğu veya azlığı, %15‘inde (6/40) T hücre düşüklüğü 

saptanmıştır. Olgumuzda izole IgG düşüklüğü 

mevcut olup literatüre bakıldığında bu açıdan da eşine az 

rastlanır bir özellik taşımaktadır. 

Günümüzde GS için kesin bir tedavi protokolü yoktur. 

Timektomi genellikle invazyonu ve miyestania gravis, saf 

eritroid aplazi gibi paratimik sendromları önler. Ancak 

GS’li hastalarda immünolojik defisitlerin gelişmesinde 

etkisizdir (1,2,8). Hatta bazı olgularda hipogamaglobülineminin 

kötüleştiği gözlemlenmiştir (7). 

Bazı GS’li olgularda immünglobülin replasmanı kullanımı 

ile enfeksiyon gelişimi azaltılmıştır. Diğer tedavi modalitelerinden 

immünsupresif tedavi, plazmaferez, filgrastim, 

insan lökositi-transfer faktör tedavisi verilen olgular da 

bildirilmiştir (1,9). Olgumuzda immünglobülin replasman 

tedavisi ile iki yıllık takiplerinde enfeksiyon gelişiminin 

azaldığı gözlenmiştir. GS’de prognoz diğer immün yetmezliklere 

göre daha kötüdür. 

Sonuç olarak, sık enfeksiyon geçiren hastalar immün 

yetmezlik açısından değerlendirilmeli ve timoma tanısı 

olan hastalarda tedaviden sonra da immün yetmezlik 

görülebileceği unutulmamalıdır. 




Fikir - S.U.K., F.T.A., E.N., M.Ç.A., A.K., A.G., T.S.; Tasarım 

ve Dizayn - S.U.K., F.T.A., E.N., M.Ç.A., A.K., A.G., 

T.S.; Denetleme - S.U.K., F.T.A., E.N., M.Ç.A., A.K., 

A.G., T.S.; Kaynaklar - S.U.K., T.S., F.T.A.; Malzemeler - 

S.U.K., T.S., F.T.A., E.N., A.K.; Veri Toplama ve/veya 

İşleme - S.U.K., F.T.A., M.Ç.A., E.N., A.K.; Analiz 

ve/veya Yorum - S.U.K., F.T.A.; Literatür Taraması - 

S.U.K., F.T.A., T.S.; Yazıyı Yazan - S.U.K.; Eleştirel İnceleme 

- F.T.A., T.S. 


Tanısı Oldukça Gecikmiş Bir İmmün Yetmezlik Olgusu: Good's Sendromu | Küver ve ark. 

KAYNAKLAR 

1. Kelesidis T, Yang O. Good’s syndrome remains a mystery 

after 55 years: A systematic review of the scientific evidence. 

Clin Immunol 2010; 135:347–63. [CrossRef] 

2. Kelleher P, Misbah SA. What is a Good’s syndrome? 

Immunological abnormalities in patients with thymoma. J 

Clin Pathol 2003; 56:12-6. 

3. Tarr PE, Sneller MC, Mechanic LJ, Economides A, Eger 

CM, Strober W, et al. Infections in patients with immunodeficiency 

with thymoma (Good syndrome). Report of 5 

cases and review of the literature. Medicine (Baltimore) 

2001; 80:123-33. 

4. Souadjian JV, Enriquez P, Silverstein MN, Pepin JM. The 

spectrum of diseases associated with thymoma. Coincidence 

or syndrome? Arch Intern Med 1974; 134:374-9. 

[CrossRef] 

5. Rosenow EC, Hurley BT. Disorders of the thymus. A Review. 

Arch Intern Med 1984; 144:763-70. [CrossRef] 

6. Tarr PE, Lucey DR. Good’s syndrome: the association of 

thymoma with immunodeficiency. Clin Infect Dis 2001; 

33:585-6. [CrossRef] 

7. Joven MH, Palalay MP, Sonido CY. Case report and literature 

review on Good’s syndrome, a form of acquired 

immunodeficiency associated with thymomas. Hawaii J 

Med Public Health 2013; 72:56–62. 

8. Kitamura A, Takiguchi Y, Tochigi N, Watanabe S, Sakao 

S, Kurosu K, et al. Durable hypogammaglobulinemia associated 

with thymoma (Good syndrome). Inter Med 

2009; 48:1749–52. 

9. Ohuchi M, Inoue S, Hanaoka J, Igarashi T, Tezuka N, 

Ozaki Y, et al. Good Syndrome coexisting with leukopenia. 

Ann Thorac Surg 2007; 84:2095–7. [CrossRef] 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Co-incidence of Echinococcus alveolaris and 

Echinococcus granulosus in the Lung: A Rare 

Case 

Akciğerde Ekinokokkus alveolaris ve Ekinokokkus granülosus Birlikteliği: 

Nadir Bir Olgu Sunumu 

Berna Akıncı Özyürek 1 , Yurdanur Erdoğan 1 , Sertaç Büyükyaylacı Özden 1 , Funda Demirağ 2 , 

Hatice Esra Özaydın 2 , Erkmen Gülhan 3 

Abstract 

A 61-year old male patient was referred to our hospital 

for further investigation. Thoracic computed tomography 

(CT) images showed multiple, some cavitatingspicular 

nodules in both lungs. Positron emission 

tomography-CT (PET-CT) was showed high metabolic 

activity uptakes (SUVmax: 4.68) of nodular 

densities in the left lung and low metabolic activity 

uptakes of mediastinal lymphadenopathies. Tru-cut 

lung biopsy was non-diagnostic. The patient was 

consulted with a thoracic surgeon for the left-sided 

video-assisted thoracoscopic surgery (VATS). Wedge 

biopsy from the left lower and upper lobes was performed. 

The diagnosis was reported as Echinococcus 

alveolaris. The infectious disease specialist suggested 

albendazole treatment. Therapeutic left rethoracotomy 

and wedge resection plus excision of the 

cyst membrane were performed. The pathology result 

was reported as co-existence of E. alveolaris and E. 

granulosus. The co-existence of E. alveolaris and E. 

granulosus is rarely seen. Herein, we present a rare 

case with its different radiological appearance. 

Key words: Echinococcus alveolaris, Echinococcus 

granulosus, lung. 

Özet 

Altmış bir yaşında erkek hasta, çekilen toraks bilgisayarlı 

tomografisinde her iki akciğerde spiküler uzanım 

ve bazıları kaviter özellik gösteren çok sayıda nodülleri 

olması nedeni ile ileri tetkik amaçlı yönlendirilmişti. 

Çekilen PET-BT'de sol akciğerde nodüler dansite 

artımlarına ait artmış metabolik aktivite tutulumları 

(SUVmax: 4.68), mediastende düşük metabolik aktivite 

tutulumu olan lenfadenopatiler saptandı. Hastaya 

transtorasik kesici iğne biyopsisi yapıldı, fakat tanısal 

olmadı. VATS ile sol alt ve üst lobdan wedge biyopsisi 

yapıldı. Biyopsi sonucu ekinokokkus alveolaris olarak 

geldi. Hastaya albendozol tedavisi başlandı. Tedavi 

amaçlı olarak sol retorakotomi yapıldı. Sol üst ve alt 

lobdan Wedge rezeksiyon ve kist membran eksizyonu 

yapıldı. Patoloji sonucu ekinokokkus alveolaris ve 

granülosus birlikteliği olarak raporlandı. Ekinokokkus 

alveolaris ve granülosus birlikteliği nadiren görülmektedir. 

Olgumuzu akciğerde bu birlikteliğin görülmesi 

ve farklı radyolojik görünümü nedeni ile sunmayı 

amaçladık. 

Anahtar Sözcükler: Ekinokokkus alveolaris, Ekinokokkus 

granülosus, akciğer. 

1 Department of Chest Diseases, Atatürk Chest Diseases and Thoracic 

Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 

2 Department of Pathology, Atatürk Chest Diseases and Thoracic 

Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 

3 Department of Thoracic Surgery, Atatürk Chest Diseases and 

Thoracic Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 

1 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim Araştırma 

Hastanesi, Göğüs Hastalıkları, Ankara 


Hastanesi, Patoloji, Ankara 


Hastanesi, Göğüs Cerrahisi, Ankara 


Correspondence (İletişim): Berna Akıncı Özyürek, Department of Chest Diseases, Atatürk Chest Diseases and 

Thoracic Surgery Training and Research Hospital, Ankara, Turkey 

e-mail: drberna_1982@yahoo.com 

41


Echinococcosis is a zoonotic disease which is one of the 

major causes of morbidity and mortality in many parts of 

the world. The echinococcus (E), which belongs to the 

cestode family, has four major types: granulosus, alveolaris 

(multilocularis), vogali, and oligarthus. Of these, E. 

vogali and oligarthus rarely cause infections in humans. 

E. granulosus is the most widespread type. Humans are 

usually infected by the parasitic eggs transmitted from 

infected dogs. Echinococcal cysts are most commonly 

seen in the liver. Via the systemic circulation, they may 

spread to every organ and tissue in the human body, 

including the bones. They may reach the lungs through 

lymphatic or hematogenous dissemination, inhalation or 

trans-diaphragmatic channels. Hydatid cysts are usually 

located in right lung and lower lobes. E. granulosus is 

visualized in the lungs as solitary or multiple, circular or 

oval, well-circumscribed mass lesions. In the differential 

diagnosis, lesions such as lung cancer, solitary metastasis, 

hematoma, and lung abscess should be considered. 

E. alveolaris can be visualized in the lungs as peripherally 

located multiple, cavitary, small, irregular, nodular opacities 

showing spicular extensions. In the differential diagnosis, 

metastatic lung diseases, Wegener granulomatosis, 

and tuberculosis should be considered. 

The co-existence of E. alveolaris and E. granulosus is 

rarely seen. Herein, we present a rare case with differential 

radiological appearance. 

CASE 

A 61-year old male patient was referred to our hospital 

from another center for further investigation of malignancy, 

as the image in his thoracic computed tomography 

(CT) showed multiple nodules which had spicular extensions 

in both lungs, of which some had cavitary characteristics. 

The patient did not have any active symptoms 

except coughing. In his physical examination, no pathology 

was found. In the laboratory values, no abnormality 

was detected, except a slight leukocytosis. He had 30 

pack-years of smoking history. In the pulmonary function 

tests, small airway obstruction was detected. Fiberoptic 

bronchoscopy revealed no extraordinary feature. Repeated 

sputum smears were negative for acid fast bacilli 

(three times) and PPD was 15 mm; therefore, tuberculosis 

was excluded. Collagen tissue markers were studied and 

P-ANCA and C-ANCA values were negative; therefore, 

Wegener granulomatosis was excluded. Positron emission 

tomography-CT (PET-CT) was performed with the preliminary 

diagnosis of a metastatic malignancy. In PET-CT, 

high metabolic activity uptakes (SUVmax 4.68) of nodular 

densities of which some were cavitated with 3x2 being the 

largest in the left lung; low metabolic activity uptakes 

(SUVmax 3.54) of aorto-pulmonary, left lower paratracheal, 

sub-carinal, left hilar lymph nodes in the mediastinum; 

high metabolic activity uptakes (SUVmax 4.56) of 

hypodense nodular lesions 1.5 cm the largest in the liver 

were detected (Figure 1). Transthoracic lung needle biopsy 

(TTNB) was performed. Pathological result was reported 

as wide necrosis areas within the lung parenchyma 

which lost its normal histological structure with an increased 

fibrous connective tissue, lymphocyte and plasma 

cell infiltration. In the parenchyma, epithelioid histiocytes 

and giant cells, not forming marked granulomas, were 

seen. Using Verhoeff’s elastic dye, these cells were seen 

to be located adjacent to the vascular structures. No 

bacilli were detected in the tissue with Ehrlich-Ziehl- 

Neelsen (EZN) dye. It was suggested that infectious 

agents causing necrotizing granulomatous infections and 

collagenous vascular diseases characterized by vasculitis 

must be clinically eliminated. The patient was consulted 

with the rheumatologist and vasculitis was not considered 

as a cause of disease. Six repeated sputum smears were 

negative for acid fast bacilli, fast gene X-pert tuberculosis 

test was performed; all results were negative. The patient 

was consulted with the gastroenterologist, due to hepatic 

involvement in PET-CT scans. Abdominal ultrasonography 

and magnetic resonance imaging (MRI) was performed. 

In the posterior of the right lobe of the liver, a 20x13-mm 

septal, thick-walled, cystic lesion was observed. Cyst hydatid 

(CH) hemagglutination test result was positive at 

1/8192 dilution. The patient who was asymptomatic was 

suggested to be scheduled for follow-up visits every three 

months for the liver cyst. The patient was consulted with 

the thoracic surgeon for diagnostic wedge biopsy; the left 

video-assisted thoracoscopic surgery (VATS) and wedge 

biopsy from the left lower and upper lobes were performed. 

In the histopathological examination of the 

wedge biopsies, PAS (+) painted cuticle membranes were 

detected on the necrotic material surrounded by fibrous 

connective tissue. The diagnosis was reported as E. alveolaris. 

The patient was consulted with the thoracic surgeon 

and infectious disease specialist. Albendazole 

treatment was started. Therapeutic left re-thoracotomy 

and wedge resection from the left upper and lower lobes 

in combination with excision of the cyst membrane was 

performed. The pathology was reported as co-existence 

of E. alveolaris and E. granulosis due to cystic bodies 

which formed nodular structures and had clear cuticle 

materials (Figures 2 and 3). The patient is still on systemic 


Co-Incidence of Echinococcus Alveolaris and Echinococcus Granulosus in the Lung: A Rare Case | Akıncı Özyürek et al. 

treatment, and cyst excision via right thoracotomy and 

liver cyst excision have been planned. 

Figure 1: Imaging of PET-CT and thoracic CT: Multiple nodules in both 

lungs, of which some had cavitary characteristics 

Figure 2A and B: E. alveolaris (HEX40) (A: Cuticle membrane B: Lung 

parenchyma) 

Figure 3: E. granulosis (HEX40) (Cyst membrane) 

DISCUSSION 

Turkey is an endemic region for both E. granulosus. It is 

particularly seen in the Central, East, and South-East 

Anatolia (1). Hydatid cysts are usually asymptomatic. 

Symptoms depend on the size and location of the lesion. 

Cough, chest pain, and hemoptysis are the most frequent 

symptoms. The most diagnostic symptom in cystic echinococcosis 

is the expectoration of the cyst fluid or membranes, 

indicating that the cyst is perforated. The overall 

status of the patient may deteriorate after perforation. 

Dyspnea, chest pain, and anaphylaxis can be seen. Lung 

abscesses may develop, if the cyst is infected. Our case 

also presented with cough. For diagnostic work-up, it is 

an important finding to live in an endemic region and 

history of animal contact. Routine laboratory tests may 

not be helpful in the diagnosis. Eosinophilia in blood can 

be detected. Our case owned a dog for one year. No 

abnormality was detected in routine laboratory tests. Cyst 

hydatid has a tendency to be located at the right lower 

lobe of the lung. The percentage of CH in both liver and 

lung is 6 to 13% (2). In the diagnosis of CH, X-ray imaging 

of the lung is usually helpful. The presence of a cystic 

lesion in the liver supports the diagnosis. It is usually seen 

as solitary or multiple, round or oval well-demarcated 

mass lesions. In case of alveolar echinococcus, the radiological 

diagnosis is difficult due to different appearances. 

E. alveolaris is mostly seen in the liver (3). There can be 

metastatic lesions in other intra-abdominal organs, bone, 

muscle, lymph nodes, lungs, brain (4). It is diagnosed by 

the fine needle aspiration biopsy of the lesions in the lung 

or liver. In our case, cystic lesions in the liver were also 

present. In the cranial MRI, there was a hypodense lesion 

in the left frontal lobe, suggesting a metastasis of E. alveolaris. 

In the differential diagnosis, metastatic lung cancer, 

Wegener granulomatosis, and tuberculosis were considered, 

due to the spicular multiple nodules, some which 

showed cavitation in thoracic CT. Alveolar echinococcus 

usually shows a gradual progression and, thus, may mimic 

slow-progressing malignancies. Multiple, irregularly 

marginated, nodular lesions may be mistaken for malignant 

metastases. In our case, PET-CT was performed with 

the preliminary diagnosis of a malignancy. This imaging 

modality was useful in deciding which nodule TTNB was 

to be performed from. The TTNB supported vasculitis or 

granulomatous infections. Blood elements extravasated 

from the vascular structures in the lung parenchyma adjacent 

to the nodules, leading to the appearance mimicking 

vasculitis. Diagnostic wedge resection was, then, performed. 

Early diagnosis and treatment are essential in preventing 

serious disease-related complications and morbidity. 

Treatment of CH of the lung is surgical. Following surgery, 

treatment with systemic benzimidazole derivations is suggested. 

In patients with non-complicated cysts, small cysts, 

numerous cysts, and when surgery cannot be performed, 



medical treatment alone is applied. In case of alveolar 

echinocous, the curative medical treatment is surgery. 

Early diagnosis is important for the chance of resection, 

as it is a disease which processes biologically malignant. 

In Turkey, the disease is usually diagnosed at an advanced 

stage, and mortality is a result of widespread 

disease. There are speculative opinions on the utility of 

chemotherapy; however, it is recommended that the lesion 

should be re-evaluated for resection in nonresectable 

lesions after chemotherapy (5-7). In our case, 

who was asymptomatic, curative surgery was planned, as 

E. alveolaris was diagnosed after wedge resection. Left 

re-thoracotomy and upper lobe wedge resection was 

performed. In the biopsy specimen nodular structures, as 

well as cystic structures coated with a painted cuticle 

material, were detected. Pathologically, E. alveolaris and 

granulosus co-existence was considered. In the literature, 

there is only one case of co-existent E. granulosus and 

alveolaris in the liver (8); however, this is the first case of 

co-existent E. alveolaris and E. granulosus in the lung. 

In patients with cavitating nodular lesions, echinococcal 

infections must be kept in mind in Turkey where echinococcus 

is still endemic. Early diagnosis and treatment are 

essential. Although rare, co-existence of E. alveolaris and 

E. granulosus infections can be seen. 




Concept - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.; 

Planning and Design - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., 

E.G.; Supervision - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., 

E.G.; Funding - B.A.Ö., Y.E.; Materials - B.A.Ö., Y.E.; 

Data Collection and/or Processing - B.A.Ö., Y.E.; Analysis 

and/or Interpretation - B.A.Ö., Y.E.; Literature Review 

- B.A.Ö.; Writing - B.A.Ö.; Critical Review - B.A.Ö. 


Fikir - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.; Tasarım 

ve Dizayn - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.; 

Denetleme - B.A.Ö., Y.E., S.B.Ö., F.D., H.E.Ö., E.G.; 

Kaynaklar - B.A.Ö., Y.E.; Malzemeler - B.A.Ö., Y.E.; Veri 

Toplama ve/veya İşleme - B.A.Ö., Y.E.; Analiz ve/veya 

Yorum - B.A.Ö., Y.E.; Literatür Taraması - B.A.Ö.; Yazıyı 

Yazan - B.A.Ö.; Eleştirel İnceleme - B.A.Ö. 

REFERENCES 

1. Craig PS, McManus DP, Lightowlers MW, Chabalgoity JA, 

Garcia HH, Gavidia CM, et al. Prevention and control of 

cystic echinococcosis. Lancet Infect Dis 2007; 7:385-94. 

[CrossRef] 

2. Aytaç A, Yurdakul Y, İkizler C, Olga R, Saylam A. Pulmonary 

hidatid disease: report of 100 patients. Ann Thorac 

Surg 1977; 23:145-51. 

3. Gündoğdu C, Arslan R, Arslan MÖ, Gıcık Y. Evaluation 

of cystic and alveolar echinococcosis cases in people in 

Erzurum and surrounding cities. Türkiye Parazitoloji 

Dergisi, 2005; 29:163-6. 

4. Özin Y, Kılıç ZM, Parlak E, Kaçar S, Turhan N, Şaşmaz N, 

Şahin B. Hepatik echinococcus multilocularis: olgu 

sunum ve literatürün gözden geçirilmesi. Akademik Gastroenteroloji 

Dergisi 2008; 7:106-10. 

5. Wilson JF, Rausch RL. Alveolar hydatid disease: a review 

of clinical features of 33 indigenous cases of Echinococcus 

multilocularis infection in Alaskan Eskimos. Am J Trop 

Med Hyg 1980; 29:1340-55. 

6. Amman RW. Improvement of liver resectional therapy by 

adjuvant chemotherapy in alveolar hydatid disease. Parasitol 

Res 1991; 77:290-3. [CrossRef] 

7. Gillet M, Miguet JP, Mantion G, Bresson-Hadni S, Becker 

MC, Rouget C, et al. Orthotopic liver transplantation in 

alveolar echinococcosis of the liver: analysis of a series 

of six patients. Transplant Proc 1988; 20(! Suppl 1):573- 

6. 

8. Etlik Ö, Ünal Ö, Uygan İ, Bay A, Temizöz O, Sakarya ME. 

Coincidence of Echinococcus alveolaris and granulosis 

infections in the same liver. Eur J Gen Med 2004; 1:58- 

9. 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

HIV Seronegatif Hastada Parasternal 

Tüberküloz ve İnsidental Abdominal Kitle 

Parasternal Tuberculosis and Incidental Abdominal Mass in an HIV 

Seronegative Patient 

Deniz Kızılırmak 1 , Müjgan Zuhal Güler 2 , Ebru Ünsal 3 , Filiz Çimen 2 , Nermin Çapan 2 

Özet 

Yumuşak doku tüberkülozu nadir görülen akciğer dışı 

tüberküloz formudur. Özellikle primer akciğer tüberkülozunun 

eşlik etmediği durumlarda klinik olarak 

malignite ile karışabilmektedir. Olgumuz, HIV seronegatif, 

39 yaşında bir bayan hastadır. Sternum ön 

kısmında ele gelen şişlik şikâyeti olan hastaya kitle 

rezeksiyonu yapılmış ve patolojisi kazeifiye granülomatöz 

inflamasyon olarak raporlanmıştır. Hastaya 

‘yeni olgu akciğer dışı tüberküloz’ tanısıyla dörtlü 

anti-TB tedavi başlandı. Fizik muayenesinde sağ alt 

kadran hassasiyeti saptanan hastanın abdomen ultrasonunda 

ve tomografisinde sağ alt kadranda kitle 

lezyonu görüldü. Gastroenteroloji tarafından kolonoskopide; 

çıkan kolonda, biyopsi sonrasında pürülan 

bir akıntının boşaldığı kitle görüldü. Hastanın 

patoloji raporu granülomatöz nekroz olarak yorumlandı. 

Yumuşak doku tüberkülozu tanısı ile takip 

edilen hastaya, eşlik eden gastrointestinal tüberküloz 

tanısı konuldu ve hastanın tedavi süresi 9 ay olarak 

uzatıldı. Tüberküloz nedeni ile takip edilen hastalarda, 

sistem sorguları ve fizik muayeneleri, başka bir tüberküloz 

odağının belirtisini de ortaya çıkarabilmektedir. 

Olgumuzda eşlik eden gastrointestinal tüberküloz 

tanısı nedeni ile tedavi süresi uzamıştır. 

Anahtar Sözcükler: Akciğer dışı tüberküloz, abdominal, 

kitle. 

Abstract 

Soft tissue tuberculosis is a rare form of extrapulmonary 

tuberculosis. It can be clinically confused with 

malignancy, particularly in cases without accompaniment 

of primary pulmonary tuberculosis. A 39-yearold 

female, HIV-seronegative patient was admitted 

with a complaint of a palpable swelling in front of the 

sternum. After surgical resection, the pathological 

result was reported as granulomatous inflammation. 

The patient was diagnosed with extrapulmonary tuberculosis, 

and anti-tuberculosis treatment was started. 

She had tenderness in the right lower quadrant 

on physical examination. Ultrasound and tomography 

scans showed a 6x5 cm mass in the right lower quadrant. 

Colonoscopy revealed a mass on the ascending 

colon, in which purulent discharge after biopsy was 

reported. Its pathology result was reported as granulomatous 

necrosis. We diagnosed the patient with 

soft tissue tuberculosis with concomitant gastrointestinal 

tuberculosis. She received treatment for nine 

months. 

Key words: Extrapulmonary tuberculosis, abdominal, 

mass. 

1 Turgut Özal Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim 

Dalı, Ankara 

2 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma 

Hastanesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 

3 Yıldırım Beyazıt Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları 

Anabilim Dalı, Ankara 

1 Department of Pulmonary Diseases, Turgut Özal University 

Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 

2 Department of Pulmonary Diseases, Atatürk Chest Diseases 

and Chest Surgery Education and Training Hospital, Ankara, 

Turkey 

3 Department of Pulmonary Diseases, Yıldırım Beyazıt University 

Faculty of Medicine, Ankara, Turkey 


İletişim (Correspondence): Ebru Ünsal, Yıldırım Beyazıt Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları Anabilim Dalı, Ankara 

e-mail: unsalebru73@yahoo.com 

45


Akciğer dışı tüberküloz; hastanın semptomları, hastalığın 

seyri, klinik bulgular ve tanı yöntemleri ile günümüzde 

halen tanısında zorluk çekilen bir infeksiyon hastalığıdır. 

Yumuşak doku tüberkülozu seyrek görülen bir akciğer dışı 

tüberküloz formudur ve sıklıkla primer akciğer tüberkülozuna 

eşlik eder. Türkiye’de verem savaşı 2014 raporunda 

akciğer tüberkülozu %59,6, akciğer dışı tüberküloz %36,1, 

akciğer ve akciğer dışı tüberküloz birlikteliği ise %4,3 

olarak bildirilmiştir (1). HIV seronegatif bir hastada akciğer 

tüberkülozu olmaksızın birden fazla akciğer dışı tüberküloz 

tutulumu ise çok nadirdir. Servisimizde yumuşak 

doku tüberkülozu tanısıyla takip ettiğimiz bir olguyu; eş 

zamanlı gastrointestinal tutulum göstermesi nedeniyle 

nadir ve atipik seyirli akciğer dışı tüberkülozu olgusu olarak 

vurgulamak istedik. 

Otuz dokuz yaşında bayan hasta, göğüs duvarı ön kısmında 

şişlik şikâyeti ile hastanemize başvurdu. Hastaya 

başka bir merkezde kitle eksizyonu yapılmış. Patoloji sonucu 

kazeifiye granülomatöz inflamasyon ile uyumlu bulunmuş. 

HIV seronegatif olan hasta, yumuşak doku tüberkülozu 

tanısıyla tarafımıza yönlendirilmiş. Hastanın geliş 

fizik muayenesinde vital bulgular doğal. Sternum üst 1/3 

kısımda insizyon skarı mevcut. Karın muayenesinde sağ 

alt kadranda hassasiyet mevcut. Diğer sistem muayeneleri 

doğal. PPD: 16mm, Çekilen akciğer grafisi normaldi. 

Hastaya yeni olgu akciğer dışı tüberküloz tanısıyla izoniazid, 

etambutol, rifampisin ve pirazinamid ile anti-TB tedavi 

başlandı. Üç gün sabah indükte balgamda ARB ve 

kültürler gönderildi. Sonuçların üçü de ARB negatif olarak 

yorumlandı. Akciğer grafisi normal olarak yorumlanan 

hastaya Toraks BT çekildi. Toraks BT raporunda sternum 

anterior lokalizasyonda 18x28x48mm boyutlarında hipodens 

lezyon görüldü (Şekil 1). Fizik muayenede, sağ alt 

kadran hassasiyeti olan hastaya abdomen USG çekildi. 

USG raporunda sağ alt kadranda, barsak ansları arasında 

6x4cm boyutlarında kitle rapor edildi. Hasta gastroenteroloji’ye 

danışıldı ve önerileriyle tüm abdomen BT çekildi. 

Sağ alt kadranda 6x5 cm boyutlarında bir kitle görüldü 

(Şekil 2). 

Hasta abdomen BT raporuyla gastroenteroloji’ye danışıldı 

ve hastaya kolonoskopi yapıldı. Kolonoskopide çıkan 

kolonda kitle lezyonu saptandı (Şekil 3). Kolonoskopi 

raporunda kitle içerisinden pürülan sıvı akışı görüldüğü 

belirtildi. Pürülan sıvıda ARB çalışılmamıştı. Alınan biyopsi 

materyali malignite düşündürmeyen granülomatöz nekroz 

olarak raporlandı. Yumuşak doku tüberkülozu tanısıyla 

tetkik edilen olgumuzda ek olarak gastrointestinal tüberküloz 

da saptandı. Bu nedenle anti-TB tedavi süresinin 9 

ay olarak uzatılması planlandı. 

Şekil 1: Toraks BT’de sternum anterior lokalizasyonda 18x28x48mm 

boyutlarında hipodens lezyon. 

OLGU 

Şekil 2: Tüm abdomen BT’de sağ alt kadranda 6x5 cm boyutlarında 

kitle lezyonu. 

Şekil 3: Kolonoskopide çıkan kolonda kitle lezyonu. 

TARTIŞMA 

Tüberküloz esas olarak akciğer parankiminin hastalığıdır. 

Akciğer dışı tüberküloz olguları da tüm tüberküloz olgula- 


HIV Seronegatif Hastada Parasternal Tüberküloz ve İnsidental Abdominal Kitle | Ünsal ve ark. 

rının %36’sı oranında karşımıza çıkmaktadır. Lenf sistemi, 

plevra, santral sinir sistemi, genitoüriner sistem, perikard 

ve iskelet sistemi akciğer dışı tüberkülozun sıklıkla tutulum 

yerleridir. Yumuşak doku tüberkülozu çok nadir görülen 

bir akciğer dışı tüberküloz formudur. Tüm hastaların %1- 

3’ünde yumuşak doku tüberkülozu görülmekle birlikte; 

bunların da %1-4’ü kadarı toraks ön duvarı tüberkülozudur. 

Yumuşak doku tüberkülozunun ayırıcı tanısında çoğunlukla 

malignite düşünülmektedir ve öncelikle cerrahi 

girişimler uygulanmaktadır (1,2). 

Literatürde multifokal yumuşak doku tüberkülozundan 

nadiren bahsedilmektedir. Gottschalk ve ark. (2) 2006 

yılında, akciğer tutulumu olmaksızın multifokal akciğer 

dışı tüberküloza ait bir olgu sunmuşlardır. Bu olguda ise 

‘yeni olgu akciğer dışı tüberküloz’ tedavi protokolüyle 

anti-tüberküloz tedavi süresi 9 aya uzatıldı. Hastanın tedavisi 

9 aya tamamlandı ve takipte lezyonları geriledi. 

Akciğer tüberkülozu olmaksızın multifokal akciğer dışı 

tüberküloz çok nadir olup özellikle immünsuprese hastalarda 

görülmektedir. Puttick ve ark. (3) 7 yıl içerisinde 11 

yumuşak doku tüberkülozu sunmuşlardır. Bu olguların 

hepsinde tek odak tutulumu mevcut ve 5 hastanın da 

immünsupresif tedavi öyküsü varmış. Benzer şekilde abdominal 

tüberküloz da nadiren görülmektedir ve çoğunlukla 

tanı konulması zor olgulardır. Hablani ve ark. (4) 

psödo-tümör görünümü nedeniyle tanısal güçlük çektikleri 

4 olgu yayınlamışlardır. Olguların üçünde bizim olgumuza 

benzer olarak ileoçekal bölgede yerleşim göstermektedir. 

Vaz ve ark. (5) abdominal ve pelvik şişkinlik 

yapan, psoas kası yerleşimli tüberküloz olgusu sunmuşlardır. 

Bu olgu da benzer olarak hasta immünsüprese 

değildi. 

Toraks duvarı yerleşimi de bir başka nadir tüberküloz 

tutulumudur. Olgumuzda sternum önünde ağrısız şişlik ile 

bulgu veren yumuşak doku tüberkülozu anlatılmaktadır. 

Mathlouthi ve ark. (6) göğüs duvarını tutan 4 olguyu 

içeren serisinde, bir hastaları olgumuza benzer olarak 

peristernal yumuşak doku tutulumuna sahiptir. Diğerleri 

sternum, kosta ve interkostal yumuşak doku tutulumu 

göstermektedirler. Yine olgumuza benzer şekilde toraks 

duvarı tümörünü taklit eden yumuşak doku tüberkülozu 

olgusu Aydoğdu ve ark. (7) tarafından yayınlanmıştır. Bu 

olgu da benzer olarak immünsuprese değildi fakat tek 

odak tutulumu ile seyretmekteydi. 

Olgumuzda; yayınlanan diğer olgulardan farklı olarak 

akciğer tutulumu olmaksızın parasternal yumuşak doku 

tüberkülozuna eşlik eden gastrointestinal tüberküloz tanısı 

konulmuştur. Hem HIV seronegatif olması, hem primer 

akciğer tüberkülozu tanısının olmaması, hem de birden 

çok odakta akciğer dışı tüberküloz tutulumu olgunun 

özgünlüğünü artırmaktadır. 

Özellikle genç yaşta, sigara içmeyen, malignite için risk 

taşımayan hastalarda klinik olarak benign özellik taşıyan 

kitlelere çok müdahale edilmemektedir. Kitlenin büyümesi, 

düzensiz sınırlı olması ya da ağrı olması gibi nedenlerle 

cerrahi olarak eksize edilen kitlelerde patolojik olarak 

tüberküloz tanısı konulabilmektedir. Akciğer dışı tüberküloz 

tanısı konulan hastalar, başka organ tutulumu açısından 

ayrıntılı olarak sorgulanmalı ve mutlaka sistemik 

muayene ile değerlendirilmelidirler. Konulan tanı, hastalığın 

tedavi şekli, süresi ve takibi açısından ciddi derecede 

önem taşımaktadır. 




Fikir - D.K., M.Z.G., E.Ü., F.Ç., N.Ç.; Tasarım ve Dizayn 

- D.K., M.Z.G., E.Ü., F.Ç., N.Ç.; Denetleme - D.K., 

M.Z.G., E.Ü., F.Ç., N.Ç.; Kaynaklar -; Malzemeler -; Veri 

Toplama ve/veya İşleme -; Analiz ve/veya Yorum -; Literatür 

Taraması -; Yazıyı Yazan -; Eleştirel İnceleme -. 

KAYNAKLAR 

1. Türkiye’de Verem Savaşı 2014 Raporu. T.C. Sağlık Bakanlığı. 

Türkiye Halk Sağlığı Kurumu Başkanlığı. Ankara 

2015. 

2. Gottschalk A, Danz B, Völk M. Multifocal soft tissue tuberculosis 

in a patient without acute pulmonary involvement. 

Rofo 2006; 178:640-2. 

3. Puttick MP, Stein HB, Chan RM, Elwood RK, How AR, 

Reid GD. Soft tissue tuberculosis: a series of 11 cases. J 

Rheumatol 1995; 22:1321-5. 

4. Hablani N, Souei Mhiri M, Tlili Graies K, Jemni Gharbi H, 

Abdallah S, Bel Hadj Hamida R. Pseudotumoral form of 

abdominal tuberculosis: report of four cases. J Radiol 

2005; 86:1021-5. 

5. Vaz AP, Gomes J, Esteves J, Carvalho A, Duarte R. A rare 

cause of lower abdominal and pelvic mass, primary tuberculous 

psoas abscess: a case report. Cases J 2009; 


6. Mathlouthi A, Ben M'Rad S, Merai S, Friaa T, Mestiri I, 

Ben Miled K, et al. Tuberculosis of the thoracic wall. Presentation 

of 4 personal cases and review of the literature. 

Rev Pneumol Clin 1998; 54:182-6. 

7. Aydoğdu K, Aydın S, Fındık G, Acar L, Demirağ F, Kaya S. 

Soft tissue tuberculosis mimicking thoracic wall tumor: 

case report. Turkiye Klinikleri Arch Lung 2012; 13:64-6. 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Eş Zamanlı Pulmoner Hamartom ve Akciğer 

Kanseri Olgusu 

A Case of Concomitant Pulmonary Hamartoma and Lung Cancer 

Osman Hacıömeroğlu, Gülbanu Horzum Ekinci, Abdurrahman Yılmaz, Elif Yılmaz, Sinem Ağca Altunbey, 

Adnan Yılmaz 

Özet 

Elli dokuz yaşında, solunum sistemi yakınması olmayan 

erkek hasta, başka nedenle çekilen akciğer grafisinde 

lezyon saptanması üzerine merkezimize sevk 

edilmiş. Arka-ön akciğer grafisinde sağ üst zonda ve 

sol alt zonda nodül saptandı. Bilgisayarlı toraks tomografisinde 

sağ üst lob posterior segmentte 25x20 

mm, sol alt lob posterior segmentte 25x25 mm boyutlarında 

nodüller görüldü. Fiberoptik bronkoskopi 

incelemesinde endobronşiyal sistem normal olarak 

değerlendirildi. Sağ üst lobdaki lezyona transtorasik 

iğne aspirasyonu ile küçük hücreli dışı akciğer kanseri 

tanısı konuldu. PET-BT incelemesinde SUVmax değeri 

sağdaki lezyon için 14, soldaki lezyon için ametabolik 

olarak rapor edildi. Sol mini torakotomi ile nodül 

ekstirpasyonu yapıldı. Patolojik tanı hamartom olarak 

rapor edildi. Daha sonra sağ torakotomi ile sağ üst 

lobektomi uygulandı. Patolojik tanı adenokarsinom 

olarak bildirildi. Beş yıl sonra yapılan kontrolünde 

patolojik bulgu saptanmadı. 

Anahtar Sözcükler: Multipl pulmoner nodül, pulmoner 

hamartom, akciğer kanseri. 

Abstract 

A 59-year-old male without respiratory symptoms was 

referred to our hospital because of an abnormal 

shadow that had been detected by chest x-ray during 

a medical examination for other reason. Chest x-ray 

showed nodules in the right upper zone and left lower 

zone. Computed tomography of the thorax showed a 

25x20 mm in size nodule in the right upper lobe 

posterior segment and a 25x25 mm in size nodule in 

the left lower lobe posterior segment. Fiberoptic 

bronchoscopy revealed a normal endobronchial 

appearance. The diagnosis of nonsmall cell carcinoma 

was established with the examination of the transthoracic 

fine needle aspiration biopsy taken from the 

lesion in the right upper lobe. On FDG-PET, SUV 

max values of the right and left side lesions were 14 

and ametabolic, respectively. A left mini thoracotomy 

was performed and the nodule in the left lower lobe 

was removed. Pathological diagnosis of this nodule 

was hamartoma. Later, the right upper lobectomy 

was performed via a right thoracotomy. Pathological 

diagnosis of this lesion was adenocarcinoma. Five 

years after operation, the patient remained diseasefree 

without any progression. 

Key words: Multiple pulmonary nodule, pulmonary 

hamartoma, lung cancer. 

Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve 


Department of Pulmonology, Süreyyapaşa Chest Diseases and 

Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, 

Turkey 


İletişim (Correspondence): Gülbanu Horzum Ekinci, Süreyyapaşa Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve 


e-mail: gulbanuh@hotmail.com 

48


Pulmoner hamartom, akciğerin en sık görülen benign 

tümörü olup tüm akciğer tümörlerinin % 3’den azını 

oluşturur (1). Hamartomlarda, karsinom ve sarkoma 

malign dönüşüm olabildiği gösterilmiştir (2). Malign 

tümör gelişme riski pulmoner hamartomlu hastalarda 

yüksek olup, malign tümör hamartom tanısından önce, 

sonra veya hamartomla eş zamanlı olarak 

gelişebilmektedir (3-5). Bu yazıda eş zamanlı gelişmiş bir 

pulmoner hamartom ve akciğer kanseri olgusu 

sunulmuştur. 

kabul edilmiştir (7). Pulmoner hamartom, akciğerin en sık 

görülen benign tümörü olup tüm benign akciğer tümörlerinin 

% 77’sini, tüm soliter pulmoner nodüllerin ise % 7- 

14’ünü oluşturur (7,8). Otopsi çalışmalarında pulmoner 

hamartom insidensi % 0,25-0,32 olarak bulunmuştur (1). 

OLGU 

Elli dokuz yaşında, solunum sistemi yakınması olmayan 

erkek hasta, başka nedenle çekilen akciğer grafisinde 

lezyon saptanması üzerine merkezimize sevk edilmiş. Öz 

geçmişinde, 18 ay öncesine kadar 25 paket-yıl sigara 

kullanma öyküsü dışında bir özellik yoktu. Arka-ön akciğer 

grafisinde sağ üst zonda ve sol alt zonda nodül saptandı 

(Şekil 1). Başvuru sırasında vital bulguları normal 

olup solunum sistemi ve diğer sistemlerin fizik bakısında 

patolojik bulgu saptanmadı. Rutin laboratuvar incelemeleri 

normal sınırlarda olup Eritrosit Sedimantasyon hızı 20 

mm/saat olarak ölçüldü. İki balgam örneğinde aside 

dirençli basil incelemesi negatif bulundu. Bilgisayarlı toraks 

tomografisinde sağ üst lob posterior segmentte 

25x20 mm boyutlarında, spiküler kenarlı pulmoner nodül 

ile sol alt lob posterior segmentte 25x25 mm boyutlarında, 

düzgün kenarlı pulmoner nodül görüldü (Şekil 2). 

Fiberoptik bronkoskopi incelemesinde endobronşiyal 

sistem normal olarak değerlendirildi. Bronş lavajı tanısal 

değildi. Sağ üst lobdaki lezyona transtorasik iğne aspirasyonu 

ile küçük hücreli dışı akciğer kanseri tanısı konuldu 

(Şekil 3). PET-BT incelemesinde SUVmaks değeri sağdaki 

lezyon için 14, soldaki lezyon için ametabolik olarak 

rapor edildi. Sol mini torakotomi ile nodül ekstirpasyonu 

yapıldı. Patolojik tanı hamartom olarak rapor edildi. Daha 

sonra sağ torakotomi ile sağ üst lobektomi uygulandı. 

Patolojik tanı adenokarsinom olarak bildirildi. Hastanın 

beş yıl sonra yapılan kontrolünde patolojik bulgu saptanmadı. 

Şekil 1: Arka-ön akciğer grafisinde sağ üst zonda ve sol alt zonda nodül. 

TARTIŞMA 

Hamartom, çeşitli organlardan kaynaklanabilen mezenkimal 

bir tümör olup, bir organda normalde bulunan bir 

doku komponentinin anormal miktarı veya çeşitli doku 

komponentlerinin anormal karışımı olarak tanımlanır (6). 

İlk kez 1904 yılında Albrecht tarafından tanımlanan hamartomlar 

başlangıçta gelişimsel bir anomali olarak 

kabul edilirken, günümüzde gerçek bir tümör olduğu 

Şekil 2: Bilgisayarlı toraks tomografisinde sağ üst lob posterior segmentte 

25x20 mm boyutlarında, sol alt lob posterior segmentte 25x25 mm 

boyutlarında pulmoner nodül. 


Eş Zamanlı Pulmoner Hamartom ve Akciğer Kanseri Olgusu | Horzum Ekinci ve ark. 

Şekil 3: Sağ üst lobdaki lezyona yapılan BT eşliğinde transtorasik ince 

iğne aspirasyonu. 

Benign bir tümör olarak kabul edilmesine karşın pulmoner 

hamartom ile malignite arasında bir ilişki olduğu 

rapor edilmiştir. İki farklı çalışmada, pulmoner hamartomlu 

hastalarda malign akciğer tümörü gelişme riskinin 

normal popülasyona göre 6,3-6,66 kat daha yüksek 

olduğu rapor edilmiştir (3,4). Pulmoner hamartomlu hastalarda, 

akciğer ve akciğer dışı organ maligniteleri gelişebilmektedir. 

Bu tümörler, hamartom tanısından önce, 

sonra veya hamartomla eş zamanlı olarak ortaya çıkabilmektedirler 

(3-6,9-11). Kawano ve ark. (11), pulmoner 

hamartom nedeni ile rezeksiyon yapılan 24 olgunun 

6’sında primer akciğer kanseri saptamışlardır. Gjerve ve 

ark. (5), 215 olgu içeren serilerinde, 63 senkron ve 51 

metakron tümör geliştiğini bildirmişlerdir. Malign tümör, 

metakron tümörlü 51 olgunun 32’sinde hamartom tanısından 

önce, 19’unda ise hamartom tanısından sonra 

gelişmişti. 

Bu yazıda, eş zamanlı gelişmiş pulmoner hamartom ve 

primer akciğer kanseri tanılı bir olgu sunulmuştur. Hastanın 

radyolojik bulgusu multipl pulmoner nodül idi. Nodüllerden 

birinin tanısı primer akciğer kanseri, diğer nodülün 

tanısı ise pulmoner hamartomdu. Bilinen akciğer kanseri 

olan olgularda eşlik eden bir nodül veya kitle saptandığında 

eşlik eden lezyon genellikle metastaz olarak kabul 

edilir. Satellit lezyonlar metastaza bağlı olabileceği gibi 

ikinci primer tümöre veya benign lezyonlara bağlı olabilir 

(9,12). Smith ve ark. (12), akciğer kanseri nedeni ile 

rezeksiyon yapılan hastalarda, rezeksiyon materyalinin 

patolojik incelemesinde olguların % 9’unda primer akciğer 

kanserine benign bir lezyonun eşlik ettiğini ve bu 

lezyonların % 12’sini pulmoner hamartomların oluşturduğunu 

rapor etmişlerdir. Eş zamanlı saptanmış metastatik 

akciğer tümörü ve pulmoner hamartomlu olguları içeren 

bir başka çalışmada, olguların radyolojik olarak multipl 

pulmoner nodüle sahip olduğu bildirilmiş, mümkün olduğu 

sürece her nodülün ayrı ayrı değerlendirilmesi gerektiği 

önerilmiştir (9). 

Pulmoner hamartom ve malign akciğer tümörü birlikteliğinin 

mekanizması tam olarak bilinmemektedir. Gjerve ve 

ark. (5), çalışmalarında, pulmoner hamartom ve malign 

akciğer tümörü gelişimi arasında bir ilişki olmadığını, 

olgulardan bazılarının akciğer kanseri gelişimi için risk 

oluşturan sigara ve diğer risk faktörlerine sahip olduğunu 

rapor etmişlerdir. Bu teori Karasik ve ark. (3) tarafından 

da desteklenmiştir. 

Sonuç olarak, pulmoner hamartomlu olgularda eş zamanlı 

olarak akciğer kanseri gelişebilir. Multipl pulmoner 

nodül veya kitle varlığında lezyonlardan her biri başka 

patolojilere bağlı olabilir. Bu nedenle multipl lezyonlu 

hastalarda her nodül mümkün oldukça ayrı ayrı değerlendirilmelidir. 




Fikir - O.H., G.H.E., A.Y., E.Y., S.A.A., A.Y.; Tasarım ve 

Dizayn - O.H., G.H.E., A.Y., E.Y., S.A.A., A.Y.; Denetleme 

- O.H., G.H.E., A.Y., E.Y., S.A.A., A.Y.; Kaynaklar - 

A.Y., O.H., G.H.E., A.Y., S.A.A., E.Y.; Malzemeler - O.H., 

A.Y., G.H.E., S.A.A., A.Y., E.Y.; Veri Toplama ve/veya 

İşleme - O.H., S.A.A., A.Y., G.H.E., A.Y., E.Y.; Analiz 

ve/veya Yorum - A.Y., O.H., G.H.E., A.Y., S.A.A., E.Y.; 

Literatür Taraması - S.A.A., A.Y., O.H., G.H.E., A.Y., E.Y.; 

Yazıyı Yazan - A.Y., G.H.E., O.H., A.Y., E.Y., S.A.A.; 

Eleştirel İnceleme - G.H.E., A.Y., O.H., A.Y., E.Y., S.A.A. 

KAYNAKLAR 

1. Guo W, Zhao YP, Jiang YG, Wang RW, Ma Z. Surgical 

treatment and outcome of pulmonary hamartoma: a retrospective 

study of 20-year experience. J Exp Clin Cancer 

Res 2008; 27:8. [CrossRef] 

2. Poulsen JT, Jacobsen M, Francis D. Probable malignant 

transformation of a pulmonary hamartoma. Thorax 1979; 

34:557-8. [CrossRef] 

3. Karasik A, Modan M, Jacob CO, Lieberman Y. Increased 

risk of lung cancer in patients with chondromatous hamartoma. 

J Thorac Cardiovasc Surg 1980; 80:217-20. 

4. Ribet M, Jaillard-Thery S, Nuttens MC. Pulmonary hamartoma 

and malignancy. J Thorac Cardiovasc Surg 

1994; 107:611-4. 

5. Gjevre JA, Myers JL, Prakash UB. Pulmonary hamartomas. 

Mayo Clin Proc 1996; 71:14-20. [CrossRef] 



6. Onen A, Şanli A, Karapolat S, Karacam V, Kargi A. Pulmonary 

hamartoma and squamous cell carcinoma: a 

very rare coexistence. Turkish J Thorac Cardiovasc Surg 

2007; 15:311-3. 

7. Lien YC, Hsu HS, Li WY, Wu YC, Hsu WH, Wang LS, et 

al. Pulmonary hamartoma. J Chin Med Assoc 2004; 

67:21-6. 

8. Arrigoni MG, Woolner LB, Bernartz PE, Miller WE, Fontana 

RS. Benign tumors of the lung. A ten-year surgical 

experience. J Thorac Cardiovasc Surg 1970; 60:589-99. 

9. Kanno R, Yonechi A, Higuchi M, Suzuki H, Ohishi A. 

Concomitant metastatic lung tumor and hamartoma. Fukushima 

J Med Sci 2014; 60:129-32. [CrossRef] 

10. Zeybek A, Sarper A, Kalemci S, Oz N, Erdogan A, Ozbudak 

IH, et al. Benign lung tumors and their association 

with malignant tumors. Acta Medica Mediterranea 2013; 

29:545-50. 

11. Kawano R, Sato F, Tagawa K, Yokota T, Ikeda S, Hata E. 

Clinicopathological study of patients with coexistence of 

pulmonary hamartoma and primary lung cancer. J Japan 

Assoc Chest Surg 2007; 21:526-30. [CrossRef] 

12. Smith MA, Battafarano RJ, Meyers BF, Zoole JB, Cooper 

JD, Patterson GA. Prevalence of benign disease in patients 

undergoing resection for suspected lung cancer. Ann 

Thorac Surg 2006; 81:1824-9. [CrossRef] 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Malign Plevral Mezotelyoma'da Bronş, Trakea, 

Lenf bezi, Dil ve Submental Metastaz 

Bronchus, Trachea, Lymphatic gland and Submental Metastasis in 

Malignant Pleural Mesothelioma 

Pınar Mutlu 1 , Atilla Akkoçlu 2 , Aydanur Kargı 3 , Kutsal Yörükoğlu 4 , Erkan Yılmaz 5 

Özet 

Prognozu oldukça kötü olan Malign Plevral Mezotelyoma 

(MPM) ülkemizde genellikle çevresel maruziyet 

sonucu asbest ve benzeri minerallerin solunması ile 

ortaya çıkmaktadır. Ancak gelişmiş ülkelerde olduğu 

gibi mesleki asbest teması ile de görülebilmektedir. 

Sıklıkla lokal invazyon yapmakla beraber seyrek olarak 

da uzak organlara metastaz yapmaktadır. Biz de 

trakea, bronş, lenf bezi, dil ve submental bölgeye 

metastaz yapmış bir olguyu sunmak istedik. 

Anahtar Sözcükler: Malign mesotelyoma, metastaz, 

bronş, trakea. 

Abstract 

In Turkey, malignant pleural mesothelioma (MPM), of 

which prognosis is poor, usually occurs by inhaling 

environmental asbestos and similar minerals. However, 

as in the developed countries, it can be seen with 

the contact of occupational asbestos. Despite frequent 

local invasion, it can rarely cause metastasis in 

distant organs. Herein, we present a case in whom a 

metastasis in trachea, bronchus, lymphatic gland, 

and submental region was detected. 

Key words: Malignant mesothelioma, metastasis, 

bronchus, trachea. 

Malign mezotelyoma, serozal membranların mezotel 

hücrelerinden kaynaklanan, nadir görülen, 

agresif seyirli malign bir tümör olup en sık plevradan 

(%90), daha az sıklıkla periton (%6-10) ve 

perikarttan ve çok nadiren de testiste ‘tunika vaginalis’ten 

gelişebilmektedir. Histolojik olarak epitelyal, 

sarkomatöz ve mikst olmak üzere üç tipi mev- 

cuttur (1). Ayrıca, nadiren rastlanılan desmoplastik 

mezotelyoma denilen ve bazı yazarlar tarafından 

sarkomatöz tipin alt grubu olarak da kabul edilen 

dördüncü bir tip daha vardır (2). Serilerde, olguların 

çoğunluğunun epitelyal (%54), daha azının da 

mikst tip (%25) ve sarkomatoid tip (%21) olduğu 

bildirilmiştir (1,3-5). 

1 18 Mart Çanakkale Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Göğüs 

Hastalıkları Bölümü, Çanakkale 

2 Dokuz Eylül Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Göğüs Hastalıkları 

Bölümü, İzmir 

3 Dokuz Eylül Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Patoloji Bölümü, 

İzmir 

4 Dokuz Eylül Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Kulak Burun Boğaz 

Bölümü, İzmir 

5 Dokuz Eylül Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Radyoloji Bölümü, 

İzmir 

1 Department of Chest Diseases, 18 Mart Çanakkale Universty 

Medical Faculty Hospital, Çanakkale, Turkey 

2 Department of Chest Diseases, Dokuz Eyül University Medical 

Faculty Hospital, İzmir, Turkey 

3 Department of Pathology, Dokuz Eylül University Medical 


4 Department of Otorhinolaryngology, Dokuz Eylül University 

Medical Faculty Hospital, İzmir, Turkey 

5 Department of Radiology, Dokuz Eylül University Medical 



İletişim (Correspondence): Pınar Mutlu, 18 Mart Çanakkale Üniversitesi Tıp Fakültesi Hastanesi, Göğüs Hastalıkları 

Bölümü, Çanakkale 

e-mail: pinarmutlu78@yahoo.com 

52


Mezotelyoma asbest ve erionit maruziyeti ile çok yakın bir 

ilişki göstermektedir. Ülkemizde asbest temasının yoğun 

olduğu bilinen iller, Sivas, Eskişehir, Kütahya, Bilecik, 

Yozgat ve Diyarbakır’dır (3,6). Nevşehir - Ürgüp civarındaki 

köylerde ve buralarda yaşayan köylülerde erionit ile 

yoğun temas tespit edilmiştir (4). 

Malign mezotelyomada tanı esnasında metastazlar nadiren 

görülür. Komşuluk yoluyla göğüs duvarı, diyafram ve 

mediastene yayılmaya eğilim gösterir. Lenfatik yayılım da 

sık görülür(7). Hematojen yayılımla uzak organlara da 

metastazlar oluşabilmektedir. Burada, nadir görülmesi 

nedeniyle bronş, trakea, lenf nodu ve submental metastaz 

yapmış malign plevral mezotelyoma (MPM) olgusu sunuyoruz. 

OLGU 

Kırk dokuz yaşında erkek hasta, çevresel asbest maruziyeti 

öyküsü olmayan hastanın mesleksel asbest maruziyeti 

mevcutmuş, tersanede elektrik teknisyeni olarak 25 yıl 

çalışmış. Baba prostat kanserinden, amca akciğer kanserinden 

ölmüş. Sigara hiç içmemiş. Öyküsünde; Ocak 

2006’da plevral sıvı nedeniyle hastaya VATS yapılmış ve 

histopatolojik incelemesinde, mitotik aktiviteli neoplastik 

hücreler ve prolifere olan fibröz dokunun pleomorfik çekirdek 

yapısı izlenmiş ve immunohistokimyasal boyamada 

calretinin, WT180, sitokeratin 5 ve 6 pozitifliği, TTF-1 ve 

CEA negatifliği saptanması üzerine tanısı epitelyal tip 

MPM olarak konmuş. Mart 2006’da hastaya plevral dekortikasyon 

ve plöredez uygulanmış, 4 kür kemoterapi 

(Cisplatin+ Pemetrexed) almış. Ağustos 2006’da dispne 

nedeniyle çekilen bilgisayarlı tomografi (BT) anjiografisinde 

bilateral lober, segmental ve subsegmental emboliler, 

multiple lenfadenopatiler ve bilateral sıvı saptanmış. Yirmi 

kür torakal radyoterapi yapılmış. 

Ekim 2006’da tekrar dispne nedeniyle başvurusunda 

çekilen Toraks bilgisayarlı tomografisinde (BT) trakea alt 

uçta daralma ve sağ akciğer üst lobta metastaz saptanmış 

(Şekil1 ve 2). 

Bronkoskopisinde sol ana bronş tam tıkalıydı, trakea ve 

sol ana bronşta mukozal plaklar mevcuttu. Trakea alt 

ucundan alınan biyopsi sonucu da MPM metastazı (ana 

tümör ile identik) olarak saptandı. 

Şekil 1: Postero-Anterior Akciğer Grafisi. 

Şekil 2: Toraks Bilgisayarlı Tomografisi. 

Şekil 3: Mandibula altındaki kitleden ince iğne biyopsisi (HXEX100). 


Malign Plevral Mezotelyoma'da Bronş, Trakea, Lenf bezi, Dil ve Submental Metastaz | Mutlu ve ark. 

Son günlerde ağzını açamamaktan yakınan olgunun fizik 

muayenesinde dil hiperemik, ödemli mukozadan kabarık 

0,5X0,5 cm boyutlarında lezyonlar ve sağ submental 

bölgede 1 cm çapta kitle tespit edildi. Maksiller BT’de 

mandibula altında sağ submental düzeyde 40X20X33 

mm boyutlarında dili ve oral kaviteyi eleve eden kitlesel 

lezyondan alınan ince iğne aspirasyon biyopsisi ile MPM 

metastazı (ana tümör ile identik) tanısı kondu (Şekil 3,4,5 

ve 6). 

çevresel temas olarak bilinen bu temas şekli, 1990’lara 

doğru belirgin ölçüde azalmıştır (10). 

Lifsi yapıda olan asbest, ısı ve strese yüksek dayanıklılık 

gücü nedeniyle uzun yıllar çok sayıda iş kolunda ara 

madde olarak kullanılmıştır. Tersane, tekstil, fren balatası, 

izolasyon maddeleri, çatı kaplama maddeleri, yanmaz 

maddeler ve gaz maskesi imalatında çalışan işçilerde 

asbest maruziyeti söz konusudur (11). Biz de olgumuzda 

maling mezotelyoma gelişimine neden olabilecek faktör 

olarak 25 yıldır tersanede elektrik tesisatlarında çalışmasını 

düşündük. Olgumuz, çalışmış olduğu tersanede asbeste, 

erionit liflerine veya endüstriyel tozlara maruz kalmış 

olabilir. Tümörün gelişmesi için mesleki olarak asbest 

liflerine maruz kalanlarda en az 20 yıllık bir maruziyet 

süresinin gerekli olduğu düşünülmektedir. Bizim olgumuzda 

da, 25 yıllık mesleki çalışma süresi, tümörün bu 

etkenlere bağlı gelişmiş olabileceğini desteklemektedir. 

Şekil 4: Mandibula altındaki kitleden ince iğne biyopsisi (HXEX100). 

Şekil 5: Mandibula altındaki kitleden ince iğne biyopsisi (calretininX100). 

TARTIŞMA 

Malign plevral mezotelyoma, plevrayı döşeyen mezotel 

hücrelerinden köken alan, sık görülmeyen, günümüzde 

standart bir tedavisi olmayan ve prognozu iyi olmayan, 

plevranın primer malign tümörüdür. MPM etiyolojisinde 

bilinen iki önemli neden asbest veya erionit lifleriyle temastır. 

Bu liflerin solunmasıyla hastalık gelişir (8,9). Çevresel 

temas ve mesleksel temas olmak üzere iki tür temas 

mevcuttur. Uzun yıllar ülkemizin kırsal alanda yaşayanlar, 

“aktoprak”ın kontamine olduğu asbest liflerini, ısı ve su 

yalıtımı amacıyla evlerin çatısında, duvarlarında ve hayvan 

barınaklarında yaygın olarak kullanmışlar. Asbest ile 

Şekil 6: Maksiller Bilgisayarlı Tomografisi. 

MPM hem paryetal hem de viseral plevrayı tutar ve komşuluk 

yoluyla göğüs duvarı, diyafram ve mediastene yayılmaya 

eğilim gösterir. Lenfatik yayılım da sık görülmektedir. 

Otopsi çalışmalarında hiler ve mediastinal lenf 

nodlarında %40-45 oranında metastaz tariflenmiştir (7). 



Özellikle primer agresif tedavi sonrası, nispeten daha 

uzun sağkalım saptanan olgularda, hematojen yayılımla 

uzak organlara da metastazlar oluşabilmektedir. Bizim 

olgumuzda da mevcut olan bronş, trakea ve submental 

metastazlar nadir görülen ve agresif tedaviler sonrası 

ortaya çıkan metastazlardı. 

Erken evrelerde ekstraplevral pnömonektomi ile sağkalım 

kısıtlı olarak uzatılabilse de hastaların büyük çoğunluğu 

genellikle tanıdan sonraki ilk bir yıl içinde kaybedilir. 

Sadece küçük bir azınlık 5 yıllık sağkalım gösterebilmektedir 

(12). İntratorasik lenfatik yayılım olması, uzak metastaz 

bulunması ve yaygın plevra tutulumu sağkalımı azaltan 

önemli faktörlerdir (13). 

SONUÇ 

MPM nadir görülen, prognozu iyi olmayan, öncelikle 

lokal, aynı zamanda lenfatik veya hematojen yolla da 

yayılabilen bir tümördür. Burada; nadir görülen metastazlara 

sahip olduğu için olgumuzu sunmak istedik. 




Fikir - P.M., A.A., A.K., K.Y., E.Y.; Tasarım ve Dizayn - 

P.M., A.A., A.K., K.Y., E.Y.; Denetleme - P.M., A.A., A.K., 

K.Y., E.Y.; Kaynaklar - P.M., A.K.; Malzemeler - A.K., 

K.Y.; Veri Toplama ve/veya İşleme - P.M., E.Y.; Analiz 

ve/veya Yorum - P.M., A.K.; Literatür Taraması - P.M., 

A.K.; Yazıyı Yazan - P.M.; Eleştirel İnceleme - E.Y. 

KAYNAKLAR 

1. Adams VI, Unni KK, Muhm JR, Jett JR, Ilstrup DM, Bernatz 

PE. Diffuse malignant mesothelioma of pleura: Diagnosis 

and survival in 92 cases. Cancer 1986; 

58:1540-51. [CrossRef] 

2. Jones JSP. Pathology of mesothelioma. Eur Respir Rev 

1993; 11:22-4. 

3. Işık R, Metintaş M, Gibbs AR, Metintas S, Jasani B, Oner 

U, et al. p53, p21 and metallothionein immunoreactivities 

in patients with malignant pleural mesothelioma: correlations 

with the epidemiological features and prognosis 

of mesotheliomas with environmental asbestos exposure. 

Respir Med 2001: 95:588-93. [CrossRef] 

4. Barış Yİ. Asbestos and erionite related chest diseases. Ankara: 

Semih Mat., 1987: 8-139. 

5. Harber P, Gee JBL. Clinicians’ approach to mesothelioma. 

In: Pass Hl, Vogelzang N, Carbone M, eds. Malignant 

Mesotehlioma. New York: Springer; 2005: 266- 

364. 

6. Şenyiğit A, Babayiğit C, Gökırmak M, Topçu F, Asan E, 

Coşkunsel M, et al. Incidence of malignant pleural mesothelioma 

due to environmental asbestos exposure in 

the southeast of Turkey. Respiration 2000: 67:610-4. 

7. Huncharek M, Smith K. Extrathoracic lymph node metastases 

in malignant pleural mesothelioma. Chest 1988; 

93:443-4. [CrossRef] 

8. Rusch V, Saltz L, Venkatraman E, Ginsberg R, McCormack 

P, Burt M, et al. A phase II trial of pleurectomy/decortication 

followed by intrapleural and systemic 

chemotherapy for malignant pleural mesothelioma. J 

ClinOncol 1994; 12:1156-63. 

9. Metintaş M, Özdemir N, Hillerdal G, Uçgun I, Metintas S, 

Baykul C, et al. Environmental asbestos exposure and 

malignant pleural mesothelioma. Respir Med 1999; 

93:349-55. [CrossRef] 

10. Metintaş M. Malign Mezotelyoma. Göze G, Köktürk O 

(Ed). Plevra Hastalıkları. İstanbul: Turgut Yayıncılık; 

2003:230-59. 

11. Hillerdal G. Mesothelioma: cases associated with nonoccupational 

and low exposures. Occup Environ Med 

1999; 56:505-13. 

12. Aisner J. Current approach to malignant mesothelioma 

of the pleura. Chest 1995; 107(6 Suppl):332S-44S. 

[CrossRef] 

13. Rusch VW. A proposed new international TNM staging 

system for malignant pleural mesothelioma. From the International 

Mesothelioma Interest Group. Chest 1995; 

108:1122-8. 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Nadir bir Plevral Efüzyon Sebebi Olarak 

Ürinotoraks 

Urinothorax: Unusual Cause of Pleural Effusion 

Muhammet Sayan 1 , Mahmut Tokur 1 , Hüseyin Arpağ 2 , Şevki Mustafa Demiröz 3 

Özet 

Ürinotoraks, plevral boşlukta idrar birikmesiyle ortaya 

çıkan çok nadir bir klinik tablodur. Bu durum ürolojik 

cerrahi girişimlerin bir komplikasyonu olarak, postrenal 

obstrüktif hastalıklara bağlı ya da abdominal 

travmalara bağlı olarak oluşabilir. Ürinotorakslı hastalar 

sıklıkla öksürük, nefes darlığı ya da göğüs ağrısı 

gibi solunumsal semptomlarla başvururlar. Elli iki 

yaşında kadın hasta nefes darlığı şikâyeti ile acil 

servise başvurdu. Özgeçmişinde 10 gün önce gerçekleştirilmiş 

böbrek taşı operasyonu mevcuttu. Akciğer 

grafisi ve toraks bilgisayarlı tomografisinde sağda 

masif plevral efüzyon saptandı. Torasentez yapıldı ve 

plevral sıvı/serum kreatin oranı birden büyük bulundu 

(2,05). Hasta ürinotoraks tanısıyla operasyona alındı 

ve sağdan üreterel stent takılması ve sağdan tüp 

torakostomi prosedürleri uygulandı. Hasta postoperatif 

beşinci gün taburcu edildi. 

Anahtar Sözcükler: Nefrolitotomi, plevral efüzyon, 

ürinotoraks. 

Abstract 

Urinothorax is an extremely rare entity characterized 

by the presence of urine in the pleural space. It can 

occur as a complication of urological surgical procedures 

or post-renal obstructive conditions or abdominal 

trauma. Urinothorax patients often present 

with respiratory symptoms such as cough, shortness 

of breath, or chest pain. A 52-year-old woman was 

admitted to the emergency department with shortness 

of breath. Her medical history included nephrolithotomy 

10 days ago. Chest X-ray and computed tomography 

revealed massive right pleural effusion. Thoracentesis 

was performed and the rate of pleural fluid/serum 

creatinine level was found to be higher 

(2.05). The patient was, then, operated with the diagnosis 

of urinothorax and tube thoracostomy and 

ureteral stent intervention procedures were performed. 

She was discharged in the postoperative fifth 

day. 

Key words: Nephrolithotomy, pleural effusion, urinothorax. 

Ürinotoraks, plevral efüzyonların çok nadir görülen 

sebeplerindendir. Etyolojide en sık sebepler, postrenal 

obstrüksiyonlar ve iatrojenik böbrek-üreter 

yaralanmaları olarak gösterilmiştir. Postrenal obstrüksiyonlarda 

plevral efüzyon genelde çift taraflı, 

iatrojenik olanlarda ipsilateral olmak üzere tek 

taraflıdır (1). Ürinotoraksın tanısı, plevra sıvı kreatin 

değerinin serum kreatin değerinden yüksek olmasıyla 

konulur. Tedavinin ana unsurları altta yatan 

üriner problemin tedavisi ve plevral drenaj sağlanması 

şeklindedir. 

1 Kahramanmaraş Sütçü İmam Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs 

Cerrahisi Anabilim Dalı, Kahramanmaraş 

2 Kahramanmaraş Sütçü İmam Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs 

Hastalıkları Anabilim Dalı, Kahramanmaraş 

3 Atatürk Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve Araştırma 

Hastanesi, Göğüs Cerrahisi Bölümü, Ankara 

1 Department of Thoracic Surgery, Kahramanmaraş Sütçü 

Imam University, Kahramanmaraş, Turkey 

2 Department of Chest Diseases, Kahramanmaraş Sütçü Imam 

University, Kahramanmaraş, Turkey 

3 Division of Thoracic Surgery, Atatürk Chest Diseases and 

Thoracic Surgery Education and Research Hospital, Ankara, 

Turkey 


İletişim (Correspondence): Muhammed Sayan, Kahramanmaraş Sütçü İmam Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs 

Cerrahisi Anabilim Dalı, Kahramanmaraş 

e-mail: drsayann@gmail.com 

56


OLGU 

Elli iki yaşında kadın hasta nefes darlığı şikâyeti ile acil 

servise başvurdu. Hastanın öyküsünde 10 gün önce üreter 

taşı nedeniyle perkütan nefrolitotomi operasyonu mevcuttu. 

Fizik bakıda; inspeksiyonda hasta dispneik ve takipneik 

görünümdeydi. Tansiyon arteriyel 100/60 mmHg, 

nabız 122/dk, oksijen satürasyonu oksijensiz %90 idi. 

Palpasyonda sağ hemitoraksta vibrasyon torasikte azalma 

ve perküsyanda matite saptandı. Oskültasyonunda sağ 

hemitoraksta solunum sesinde azalma ve taşikardi saptanan 

hastanın direkt grafisinde sağ akciğerde masif plevral 

efüzyon mevcuttu (Şekil 1). Hastanın operasyon ve immobilizasyon 

öyküsü olduğu için ön planda pulmoner tromboemboli 

düşünüldü, bilgisayarlı toraks tomografisi çekildi 

ve sağ hemitoraksı tama yakın dolduran, trakeada ve 

mediastende kontralateral itilmeye yol açan ortalama 8 

HU dansitede efüzyon saptandı (Şekil 2). Plevral efüzyon 

etiyolojisini araştırmak için hastaya sağ hemitoraks posteriordan 

skapula altından torasentez yapıldı, sarı renkli 

berrak, seröz vasıflı sıvı aspire edildi. Hastanın böbrek taş 

operasyonu olduğu için klasik plevral sıvı tetkiklerine 

ilaveten ürinotoraks düşünülerek sıvıdan kreatin değeri 

gönderildi. Hastanın plevral sıvı/serum biyokimyasal değerleri 

glukoz; 81/120 mg/dL, LDH; 627/278 U/L, total 

protein 1,1/ 6,1 g/dL olarak geldi. Plevral sıvı kreatin 

değeri 3,9 mg/dL, serum kreatin değeri 1,9 mg/dL saptanması 

üzerine hasta ürinotoraks kabul edildi. Üroloji 

kliniği ile konsülte edilen hastaya, üreter yaralanması 

teşhisiyle üreteral j stent takıldı, aynı seansta hastaya sağdan 

6. interkostal aralık, midaksiller hat bileşkesinden tüp 

torakostomi ve göğüs tüpüyle sualtı drenajı uygulandı 

(Şekil 3). Yaklaşık 2000 cc idrar vasıflı plevral sıvı drene 

edildi. Takip grafilerinde akciğer ekspansiyonu sağlanan 

hastanın drenajı kesilmesi üzerine göğüs tüpü çekildi. 

Hasta postoperatif 5. günde sorunsuz olarak taburcu 

edildi (Şekil 4). 

Şekil 1: Geliş akciğer grafisinde sağda masif plevral efüzyon. 

Şekil 2: Toraks bilgisayarlı tomografisinde, kontralateral mediastinal ve 

trakeal itilmeye sebep olan, ortalama 8 HU dansitede masif sağ plevral 

efüzyon. 

TARTIŞMA 

Ürinotoraks tanım olarak plevral aralıkda idrar vasıflı 

sıvının birikimidir. Mekanizma olarak böbrek ya da üreter 

hasarlanması ya da obstrüksiyonu sonucu retroperitonda 

biriken idrarın lenfatikler ya da diafragmatik porlar vasıtasıyla 

plevral boşluğa geçmesi şeklinde ortaya çıkmaktadır. 

Ürinotoraks çok nadir karşılaşılan bir hastalık olup İngilizce 

literatürde şimdiye kadar 70’den az olgu bildirilmiştir 

(2,3). Diğer nadir sebepler arasında retroperitoneal inflamatuvar 

prosesler, polikistik böbrek hastalığı, ekstrakorporal 

litotripsi (ESWL) ve künt travma gösterilmiştir 

(4,5). 

Şekil 3: Postoperatif akciğer grafisinde sağ akciğer ekspanse, sağda 

göğüs tüpü ve üretere konulan double-j kateteri. 

En sık semptomlar efüzyonun kendisine ve akciğer parankim 

kompresyonuna bağlı olarak ortaya çıkan öksürük, 

nefes darlığı ve göğüs ağrısıdır (2,6). Klasik senaryo, bir 

süre önce ürolojik cerrahi girişim yapılan hastaların ani 


Nadir bir Plevral Efüzyon Sebebi Olarak Ürinotoraks | Sayan ve ark. 

nefes darlığı, öksürük ya da göğüs ağrısı semptomları ile 

acil servislere başvurmasıdır. Sıvı koleksiyonu hızlı olduğu 

için hastalar sıklıkla takipneik ve taşikardik tablodadır. 

Operasyon öyküsü olması ve ani solunumsal ve kardiyak 

semptomlar klinisyeni öncelikle pulmoner tromboemboli 

tanısına yönlendirmektedir. Masif efüzyonun yaptığı 

kompresyona bağlı olarak arterial kan gazı analizinde 

hipoksi ve takipne sonucunda hipokapni ve respiratuar 

alkaloz saptanabilir, bu da hekimi pulmoner emboli tanısına 

yönlendiren diğer bir unsurdur. Olgumuzda literatürle 

uyumlu olarak ani dispne semptomu ile başvurdu ve 

öyküsünde renal operasyon öyküsü mevcuttu. 

tromboemboli düşünüldü ve toraks tomografisi çekildi. 

Plevral efüzyonlarda sıvının vasfını belirlemek için bir 

sonraki tanısal aşama torasentez olmalıdır. Ürinotoraksta 

seröz vasıflı, sarı ya da açık renkli, bazen idrar kokusunun 

alındığı transüdatif özellikli sıvı aspire edilmektedir. Sıvının 

pH’sı asidik özellikte ve plevral sıvı kreatin/serum kreatin 

oranı 1 den büyük bulunmaktadır (4). Bazı merkezlerde 

renal sistemle plevra arasındaki ilişkiyi göstermek için 

renal sintigrafik tarama yöntemleri kullanılmaktadır (8). 

Her merkezde bulunmaması ve tedaviye ilave katkı sağlamaması 

gibi sebeplerle tanı için nadiren başvurulan bir 

yöntemdir. 

Ürinotoraksın tedavisi, altta yatan ürolojik problemi düzeltmek 

ve plevral sıvıyı drene etmek şeklindedir (4). Altta 

yatan sebep renal ya da üreter hasarı ise bunu düzeltmek, 

tümör basısı gibi postrenal obstrüksiyonlar var ise obstüksiyonu 

gidermek hastalarda etkin tedaviyi sağlamaktadır. 

Plevral drenaj sıklıkla tüp ya da kateter torakostomi ile 

sağlanmaktadır. Ürolojik problem düzeltildikten sonra 

göğüs dreninden drenaj takibi yapılır ve günlük akciğer 

grafileri ile hasta takip edilir. Drenaj kesilince ve akciğer 

ekspansiyonu sağlanınca göğüs dreni çekilir. 

Şekil 4: Göğüs tüpü çekildikten sonra akciğer grafisinde akciğerler 

ekspanse. 

Ürinotoraks tanısında en önemli basamak ürinotorakstan 

şüphelenmektir. Tanıda temel radyolojik tetkik direkt akciğer 

grafileridir. Akciğer grafisinde plevral efüzyon bulguları 

görülür (6). İyatrojenik yaralanmalarda sıvı ipsilateral 

olarak tek taraflı olabildiği gibi, postrenal obstrüksiyona 

bağlı gelişen ürinotorakslarda bilateral plevral efüzyon 

şeklinde görülebilir (1). Olgumuzda ürolojik cerrahi öyküsü 

vardı ve ipsilateral plevral efüzyon saptandı. Plevral 

sıvıda lokülasyon/septasyon varlığını araştırmak için toraks 

ultrasonografisi yapılabilir (7). Ürinotorakslarda serbest 

sıvı birikimi olduğundan lokülasyon ve septasyon 

beklenmemektedir. Klinik tablo ve cerrahi öyküsü, acil 

klinisyenlerini pulmoner tromboemboliyi ekarte etmek 

açısından bilgisayarlı toraks tomografisi tetkikine yönlendirmektedir. 

Tomografide sıklıkla unilateral efüzyon ve 

komşu akciğer parankiminde kompressif atelektazi bulgularına 

rastlanmaktadır. Olgumuzda da pulmoner emboli 

kliniği ve risk faktörü olduğu için öncelikle pulmoner 

SONUÇ 

Plevral efüzyonların çok nadir sebebi de olsa özellikle 

üriner sistem cerrahi ya da tümör öyküsü olan hastalarda 

ürinotoraks da etyolojide akılda tutulmalı, torasentez 

sıvısından kreatin çalışılarak serum kreatin değeri ile 

oranlanmalıdır. Bu şekilde cerrahi plevral biyopsiye kadar 

giden birçok gereksiz tanısal işlemin önüne geçilebildiği 

gibi hastanın tedavisinin de kısa sürede ve etkin olarak 

yapılması sağlanabilmektedir. 




Fikir - M.S., M.T., Ş.M.D., H.A.; Tasarım ve Dizayn - M.S., 

M.T., Ş.M.D., H.A.; Denetleme - M.S., M.T., Ş.M.D., 

H.A.; Kaynaklar - M.S., M.T.; Malzemeler - M.S.; Veri 

Toplama ve/veya İşleme - M.S., M.T., Ş.M.D., H.A.; Analiz 

ve/veya Yorum - M.S., M.T.; Literatür Taraması - M.S., 

M.T., Ş.M.D., H.A.; Yazıyı Yazan - M.S., M.T.; Eleştirel 

İnceleme - M.S., M.T. 

KAYNAKLAR 

1. Wei B, Takayama H, Matthew D, Bacchetta MD. Urinothorax: 

An uncommon cause of pleural effusion. Respir 

Med CME 2009; 2:179-80. [CrossRef] 



2. Mohanty A, Rao CM, Rath B, Sarkar B, Majhi M, Panda P, 

et al. Urinothorax: An uncommon case of pleural efuusion. 

J Assoc Chest Physicians 2016; 4:27-9. [CrossRef] 

3. Handa A, Agarwal R, Aggarwal AN. Urinothorax: an 

unusual cause of pleural effusion. Sinqapore Med J 2007; 

48:e289-92. 

4. Ranjan V, Agrawal S, Chipde SS, Dosi R. Urinothorax: A 

path, less travelled: Case report and review of literature. 

J Nat Sci Biol Med 2015; 6:231-6. [CrossRef] 

5. Gandhi RK, Dhandapani BS, Barvadheesh RC. Combination 

injuries of diaphragm and urinary bladder resulting 

urinothorax. J Minim Access Surg 2015; 11:149-50. 

[CrossRef] 

6. Garcia-Pachon E, Padilla-Navas I. Urinothorax: case report 

and review of the literature with emphasis on biochemical 

diagnosis. Respiration 2004; 71:533-6. 

[CrossRef] 

7. Batura D, Haylock-Vize P, Naji Y, Tennant R, Fawcett K. 

Management of iatrogenic urinothorax following ultrasound 

guided percutaneous nephrostomy. J Raidol Case 

Rep 2014; 8:34-40. [CrossRef] 

8. Chandra A, Pathak A, Kapur A, Russia N, Bhasin N. Urinothorax: 

A rare cause of severe respiratory distress. Indian 

J Crit Care Med 2014; 18:320-2. [CrossRef] 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

A Posterior Mediastinal Hydatid Cyst 

Posterior Mediastinal Kist Hidatik 

Ali Cevat Kutluk, Celalettin İbrahim Kocatürk, Suleyman Ceyhan, Levent Cansever, Mehmet Ali Bedirhan, 

Hasan Akin 

Abstract 

Hydatid disease is endemic in Turkey. Although the 

most common placement of this disease is in the liver 

and lungs in the form of a hydatid cyst, it can present 

in atypical localizations. Mediastinal hydatid cysts are 

extremely rare. To the best of our knowledge, there 

has been no case reported of a mediastinal hydatid 

cyst in a human immunodeficiency virus (HIV)-positive 

patient. Herein, we present to a case with a mediastinal 

cyst who was successfully treated with cystectomy. 

Key words: Hydatidosis, echinococcal disease, mediastinal 

hydatic cyst, HIV-positive, cystectomy. 

Özet 

Kist hidatik hastalığı ülkemiz için endemik olup kist 

hidatiğin en sık yerleşimi karaciğer ve akciğer olmasına 

karşın atipik lokalizasyonlarda da ortaya çıkabilir. 

Mediasten yerleşimi ise oldukça nadirdir. Bununla 

birlikte, literatürde HIV pozitif bir olguda gelişen mediastinal 

kist hidatik olgusu bildirilmemiştir. Burada, 

kistektomi ile başarılı bir şeklide tedavi edilen bir 

olguyu sunuyoruz. 

Anahtar Sözcükler: Hidatidozis, ekinokokal hastalık, 

mediastinel kist hidatik, HIV(+), kistektomi. 

Hydatidosis, also referred to as echinococcosis, is 

a parasitic disease caused by tapeworms of the 

genus Echinococcus. Hydatidosis is a disease 

caused by the larval form of Echinococcus granulosus 

and is endemic in less developed and developing 

countries. It can be seen in different loca- 

tions, although it is most commonly localized in 

the liver and lungs. The mediastinum is one of the 

unusual locations for hydatid cysts (1,2). Herein, 

we report a human immunodeficiency virus (HIV)- 

positive case with a mediastinal hydatid cyst and 

discuss the atypical localization of the disease. 

1 Department of Chest Surgery Diseases, Yedikule Chest Disease 

and Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, 

Turkey 

1 Yedikule Göğüs Hastalıkları ve Göğüs Cerrahisi Eğitim ve 

Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahi Kliniği İstanbul, İstanbul 


Correspondence (İletişim): Ali Cevat Kutluk, Department of Chest Surgery Diseases, Yedikule Chest Disease and 

Thoracic Surgery Training and Research Hospital, İstanbul, Turkey 

e-mail: dralikutluk@gmail.com 

60


CASE 

A 29-year-old male patient was admitted to the outpatient 

clinic with complaints of cough and chest pain. His 

medical and family history revealed no indications of 

typical symptoms, except living in a rural area. He was 

smoking a pack of cigarettes/day for 10 years. His physical 

examination was non-specific. The laboratory examination 

showed that C-reactive protein level was 81 mg/L 

(0-5), the leukocyte count was 12,400 (3,600-10,200), 

the number of neutrophils was 11,200 (2000-6900), 

lymphocyte count was 141 (600-3400), and the monocyte 

count was 994 (0-900). Liver and kidney functions 

were normal. 

A cystic lesion on the mediastinal surface of the left lung 

was observed in the plain graphy (Figure 1). The thoraciccomputed 

tomography (CT) showed a thick-walled 

cystic mass with a diameter of 72x58 mm, containing thin 

separations, in the prevascular area in the anterior mediastinum 

(Figure 2). 

Figure 1: PA graphy shows a cystic lesion on the mediastinal surface of 

the left lung 

The cyst was located in the upper posterior mediastinum 

between T2 to T4 vertebrae having close relation with 

aortic arch, esophagus and upper lobe parenchyma. The 

differential diagnosis included a branchial cyst, neuroenteric 

cyst, and hydatid cyst. 

In the routine preoperative serological examination, hepatitis 

B surface antigen (HbsAg) and anti-HCV were negative, 

while anti-HIV-positive was reported. The patient was 

confirmed as HIV-positive using the enzyme-linked immunosorbent 

assay (ELISA) kit. The patient was consulted 

with an infection disease specialist and Western-Blot test 

was done to confirm the HIV diagnosis. The immunoglobulin 

G (IgG) for echinococcosis was positive. There 

were no additional symptoms or physical examination 

findings regarding acquired immune deficiency syndrome. 

Cefazolin sodium 2 g was given for prophylaxis. A left 

axillary thoracotomy was performed. During exploration, 

a 7x6 cm-cyst was located in the posterior mediastinum; 

lying between T2-T4 vertebrae above the aortic arch 

without adhesions to the aorta or esophagus. After removing 

poor adhesions from the parenchyma, gauzes 

soaked with povidone-iodine were placed around the cyst 

to prevent inoculation. Cystotomy was performed, and all 

the vesicles were removed from the cyst cavity. Operation 

was completed resecting the cystic capsule (Figure 3). The 

postoperative pathological examination result was reported 

as a hydatid cyst (Echinococcus granulosus). The patient 

was discharged on Day 7 of surgery without any 

complications. The patient was consulted with an infectious 

disease specialist and put on albendazole 400 mg 

treatment for a month. For opportunistic infection prophylaxis, 

he was given trimethoprim / sulfamethoxazole 800 

/ 160 mg (for Toxoplasmo gondii encephalitis, Pneumocystis 

carini pneumonia), clarithromycin 1000 mg (for 

disseminated Mycobacterium avium complex), and flucanozole 

100 mg (for fungal infections). Influenza and 

hepatitis B vaccines were also given. Antituberculosis 

treatment was initiated, as his purified protein derivative 

(PPD) test result was 0 cm. His CD4 levels (30 cells/µl) 

and HIV-RNA (>100.000 cells /mL) were measured, and 

he was given lopinavir 200 mg /ritonavir 50 mg, lopinavir 

+ ritonavir 800/200 mg, and emtricitabine+ 

tenofovirdisoproxilfumarate 200/245 mg. After checking 

his blood count, liver and renal function tests, he was 

followed for 15-day periods. He is still disease-free with 

this treatment regimen for two years. 

Figure 2: Computed tomography of the chest reveals a thick-walled 

cystic mass, with a diameter of 72x58 mm, containing thin separations, 

in the prevascular area of the anterior mediastinum 


A Posterior Mediastinal Hydatid Cyst | Kutluk et al. 

Figure 3: Operative view of the cyst following cystotomy. Multiple 

vesicules are clearly seen 

DISCUSSION 

To date, more than 100 mediastinal hydatid cyst cases 

have been reported in the literature. In most of these 

cases, the cysts were located in the posterior mediastinum. 

In a study evaluating 11 cases, four of the mediastinal 

hydatid cyst cases were located in the anterior mediastinum, 

5 in the posterior mediastinum, and two in the middle 

mediastinum (3). However, until the present time, 

except a report from China in four cases with hepatic 

cystic echinococcosis in co-infected HIV patients, there 

has been no report in the literature of a mediastinal hydatid 

cyst in a HIV-positive patient (4). 

Most lesions located in the mediastinum cause compression 

symptoms. These symptoms vary according to the 

size of the lesions, the growth rate, and the location. In a 

study including 27 cases with mediastinal masses, 49% 

had chest pain, 37% had dyspnea, 11% had a cough, 

and 3% had superior vena cava syndrome (1). 

In addition to compression symptoms experienced by 

patients with mediastinal hydatid cysts, there may also be 

embolism or anaphylaxis due to the rupture of the cyst in 

the bronchi or vessels; spread or infection of the ruptured 

cyst; cord compression due to intraspinal spread; and 

costal, vertebral, and chest wall erosions (5). The plain 

graphy typically shows smooth, circular, calcified, or lowdensity 

mediastinal opacities, and the thoracic CT is useful 

in determining the morphological features, such as the 

right localization of the cyst, the daughter vesicles, the 

germinative membrane, and cyst wall calcification. 

Although these tests may lead to an accurate diagnosis, 

this is rather atypical for mediastinum-located hydatid 

cysts, and the diagnosis is usually made postoperatively. 

In our case, pre- and postoperative serological tests for 

hydatid cyst were not performed. The differential diagnosis 

of the cysts located in the posterior mediastinum includes 

bronchogenic cysts, neuro-enteric cysts, and hydatid 

cysts (6,7). The clinical findings, appearance of the 

thoracic CT view, and rural living setting of the patient led 

to an eccinoccocal cyst, as the most possible diagnosis. 

The surgical resection of the cysts located in the mediastinum 

remains the gold standard of the treatment (8-10). 

The resection can be performed by either open thoracotomy 

or video-assisted thoracoscopic surgery (VATS) depending 

on the location and size of the cyst, and also on 

the experience of the surgeon. Brzezinski and et al. (11) 

reported 50 cases with mediastinal cysts who were treated 

with VATS. Another study from Findikcioglu et al. (12) 

also reported that 12 cases with hydatid cysts were treated 

with VATS. We preferred open thoracotomy for the 

resection of the cyst, as the cyst was too large for VATS (7 

cm in diameter). Therefore, we avoided the possibility of 

spillage of the vesicles into the thoracic cavity. 

Until the present time, a case concerning a HIV-positive 

patient with a mediastinal hydatid cyst has not been reported 

in the literature. Surgical resection of the cysts, 

whether it is hydatid, bronchogenic or enteric located in 

the mediastinum in HIV positive patients is both effective 

and safe. 




Concept - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Planning 

and Design - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; 

Supervision - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; 

Funding - A.C.K.; Materials - S.C.; Data Collection 

and/or Processing - A.C.K.; Analysis and/or Interpretation 

- H.A.; Literature Review - C.İ.K.; Writing - A.C.K.; Critical 

Review - H.A. 


Fikir - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Tasarım ve 

Dizayn - A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Denetleme 

- A.C.K., C.İ.K., S.C., L.C., M.A.B., H.A.; Kaynaklar 

- A.C.K.; Malzemeler - S.C.; Veri Toplama ve/veya İşleme 

- A.C.K.; Analiz ve/veya Yorum - H.A.; Literatür Taraması 

- C.İ.K.; Yazıyı Yazan - A.C.K.; Eleştirel İnceleme - H.A. 

REFERENCES 

1. Ayan E, Balcı EA, Özalp K, Duran M, Vuraloğlu S, Çekirdekçi 

A. Mediastinal Kitleler: 27 Olgunun Değerlendirilmesi. 

Türk Göğüs Kalp Damar Cerrahisi Dergisi 

2005; 13:127-30. 



2. Çağlayan K, Çelik A, Koç A, Kutluk AC, Altinli E, Celik 

AS, et al. Unusual locations of hydatid disease: diagnostic 

and surgical management of a case series. Surg Infec 

(Larchmt) 2010; 11:349-53. [CrossRef] 

3. Eroglu A, Kurkcuoglu C, Karaoglanoglu N, Tekinbas C, 

Kaynar H, Onbas O. Primary hydatid cysts of the mediastinum. 

Eur J Cardiothorac Surg 2002; 22:599-601. 

[CrossRef] 

4. Ran B, Shao Y, Guo Y, Yimiti Y, Aji T, Jia J, et al. Surgical 

treatment of hepatic cystic echinococcosis in patients 

co-infected with HIV/AIDS. J Helminthol 2016; 90:125-8. 

[CrossRef] 

5. Karadayı Ş, Şahin E, Nadir A, Kapatanoğlu M. Posterior 

Mediastinumda Kist Hidatik: Olgu Sunumu. Van Tıp 

Dergisi 2012; 19:193-5. 

6. Rahimi-Rad MH, Mahmodlou R. Multiple mediastinal hydatid 

cysts: a case report. Pneumologia 2009; 58:230-2. 

8. Ozyurtkan MO, Kocyigit S, Cakmak M, Ozsoy IE, Balci 

AE. Case report: mediastinal hydatid cysts. Turkiye 

Parazitol Derg 2009; 33:179-81. 

9. Gursoy S, Ucvet A, Tozum H, Erbaycu AE, Kul C, Basok 

O. Primary intrathoracic extrapulmonary hydatid cysts: 

analysis of 14 patients with a rare clinical entity. Tex 

Heart Inst J 2009; 36:230-3. 

10. Heras F, Ramos G, Duque JL, García Yuste M, Cerezal 

LJ, Matilla JM. Mediastinal hydatid cysts: 8 cases. Arch 

Bronconeumol 2000; 36:221-4. 

11. Brzeziński D, Łochowsk MP, Kozak J. Videothoracoscopy 

in the treatment of mediastinal cysts. Wideochir Inne Tech 

Maloinwazyjne 2014; 9: 393–7. [CrossRef] 

12. Findikcioglu A, Karadayi S, Kilic D, et al. Video-Assisted 

thoracoscopic surgery to treat hydatid disease of the 

thorax in adults: is it feasible? J Laparoendosc Adv Surg 

Tech A. 2012; 22:882-5. [CrossRef] 

7. Goenka AH, Das CJ, Goel P, Srinivas M, Pangtey GS. 

Giant primary posterior mediastinal hydatid cyst in a child: 

report of a case and review of literature. Pediatr Surg Int 

2009; 25:647-9. [CrossRef] 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

An Interesting Penetrating Cardiac Injury and 

Massive Transfusion: A Case Report 

İlginç Bir Penetran Kalp Yaralanması ve Masif Transfüzyon: Olgu Sunumu 

Muharrem Çakmak 1 , Mehmet Nail Kandemir 1 , Atilla Durkan 1 , Bülent Öztürk 1 , Sedat Kaya 2 

Abstract 

The right ventricle is often injured in the penetrating 

cardiac injuries (PCIs). The most common place of 

intracardiac injury is interventricular septum. Symptoms 

vary depending on the type of injury, patients' 

transportation time, the size of the myocardial laceration, 

presence of pericardial tamponade, and the 

associated organ injury and the amount of blood lost. 

Compensation of blood loss during surgery is vital. 

Massive transfusion is a method which is used to 

compensate for blood loss and can sometimes cause 

metabolic side effects. Herein, we report a case who 

was operated three times due to a PCI within 24 

hours and underwent massive transfusion. 

Key words: Penetrating cardiac injuries, sternotomy, 

massive transfusion. 

Özet 

Penetran kalp yaralanmalarında (PKY) sıklıkla sağ 

ventrikül yaralanmaktadır. En sık intrakardiyak yaralanma 

yeri interventriküler septumdur. Semptomlar, 

yaralanmanın tipine, hastanın transport süresine, 

miyokarddaki laserasyonun boyutuna, perikardial 

tamponadın varlığına, yandaş organ yaralanmalarına 

ve kaybedilen kanın miktarına bağlıdır. Cerrahiyle 

birlikte kaybedilen kanın karşılanması hayati öneme 

sahiptir. Masif transfüzyon, kan kaybını karşılamada 

kullanılan bazen metabolik yan etkilere neden olabilen 

bir tedavi yaklaşımıdır. Burada, PKY nedeniyle 24 

saat içinde üç kez ameliyat edilen ve masif transfüzyon 

yapılan olguyu paylaşmayı amaçladık. 

Anahtar Sözcükler: Penetran kalp yaralanması, sternotomi, 

masif transfüzyon. 

Heart is frequently injured due to its localization 

during blunt and penetrating thoracic trauma (1). 

Additionally, the localization of injury is closely 

associated with mortality (2). 

The most preferred incisions in surgery are median 

sternotomy and anterolateral thoracotomy (3). 

Sometimes, additional fluid supply is required, due 

to intravascular fluid loss in surgery. Massive transfusion, 

one of these processes, includes giving 

transfusion which is equal to total blood volume, 

supplying more than 10 units of total blood, and 

giving more than 20 units of erythrocyte suspension 

within 24 hours (4). 

In this study, we present a case who was operated 

three times due to a PCI and underwent massive 

transfusion. This case is reported to highlight that 

multiple injuries may occur with one incision in 

heart, sternotomy is the preferred method in the 

treatment of PCIs, and massive transfusion should 

be conducted without hesitation, if necessary 

1 Department of Thoracic Surgery, Gazi Yaşargil Education and 

Research Hospital, Diyarbakır, Turkey 

2 Department of Anesthesiology and Reanimation, Gazi Yaşargil 

Education and Research Hospital, Diyarbakır, Turkey 

1 Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Göğüs Cerrahisi 

Kliniği, Diyarbakır 

2 Gazi Yaşargil Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Anestezi ve 

Reanimasyon Kliniği, Diyarbakır 


Correspondence (İletişim): Muharrem Çakmak, Department of Thoracic Surgery, Gazi Yaşargil Education and 

Research Hospital, Diyarbakır, Turkey 

e-mail: drcakmak@gmail.com 

64


CASE 

An 18-year-old male patient (80 kg, 183 cm) who was 

admitted to our emergency service due to stab injuries (SI) 

was examined. About 2cm SI entry hole was seen in the 

anterosuperior right hemithorax, 2cm below the clavicle 

and between midclavicular line and sternum. During the 

chest X-ray, there was an opaque appearance in right 

baseline, suggesting a pneumothorax line at the apex, 

and diaphragmatic thrust. Additionally, right subcutaneous 

emphysema and hemopneumothorax were observed 

in the computed tomography (Figures 1 and 2a and b). 

Tube thoracostomy from the sixth right intercostal space 

was performed to the patient with hypotension and tachycardia. 

He had 1000cc drainage and developed confusion 

and underwent emergency surgery. 

was drained by opening the pericardium. We found that 

there was a bleeding in the repaired location of the distal 

in right atrium and we repaired it again. 

Figure 2a and b: A computed tomography of the patient 

Figure 1: A chest x-ray of the patient 

In addition to standardized anesthesia monitoring, invasive 

arterial and central venous catheters were inserted. A 

500-600 cc hematoma was drained from the thorax 

through right posterolateral thoracotomy. While parenchymal 

laceration (1-1.5cm) in the upper lobe of the right 

lung was repaired, we identified sudden bleeding in the 

right atrium. Using 5/0 polypropylene, the place of injury 

in lateral right atrium was repaired. After bleeding and air 

leakage were controlled, we put a thoracic drain (28F - 

32F) and closed thorax appropriately. The patient was, 

then, taken to the intensive care unit. With varying hourly 

drainage values and 1000 cc drainage in total within five 

hours after operation, he was re-operated. We reached 

thorax through the previous incision. Hemorrhagic fluid 

The patient whose thorax was closed after bleeding control 

was re-taken to the intensive care unit. With varying 

hourly drainage values and 1800 cc drainage value within 

eight hours, he was operated for the third time. We 

performed median sternotomy by considering other injuries. 

Hemorrhagic fluid in the pericardium was drained. 

The stab entered in the right atrium through the lateral, 

and exited close to the inferior of atriocaval junction (approximately 

0.5cm). It was the bleeding section. The patient 

whose operation completed after primary repair was 

re-taken to the intensive care unit. 

He underwent two thoracotomies and one sternotomy 

within the first 24 hours. According to the vital signs (arterial 

pressure, central venous pressure), complete blood 

count (hemoglobin, hematocrit, platelets) and blood gas 

(metabolic acidosis and electrolyte abnormalities), 33 

units of erythrocyte suspension, 30 units of platelets, 18 

units of fresh frozen plasma and 28 pieces of gelatin 500 

cc were given. Additionally, to avoid possible complications 

such as hemolysis, fever, allergy, or anaphylaxis, 

500 mg of prednisolone and ampicillin-sulbactam (6 to 

12g intravenously) treatment, recommended by infectious 

diseases department, were initiated. 


An Interesting Penetrating Cardiac Injury and Massive Transfusion: A Case Report | Çakmak et al. 

The patient was followed for 24 hours after the third operation 

under mechanical ventilation. The mean arterial 

pressure was 70 mmHg, and central venous pressure 

(CVP) was between 6 and 10 hours. The patient regained 

his consciousness after 36 hours and had normal metabolic 

status. Then, he was extubated after t-tube and 

mobilized in the 48th hour. The drainage tubes, located 

in mediastinum and right hemithorax baseline, were terminated 

on Day 3. The patient was taken to ward on Day 

5, and the second chest tube was terminated on Day 6. 

Finally, the patient was discharged in the postoperative 

ninth day. 

DISCUSSION 

Myocardial contusion, coronary arteries injuries, cover 

ruptures, aneurysm, and conduction defects can be seen 

in blunt cardiac injury. On the other hand, in PCIs, the 

right ventricle is often injured. The most common intracardiac 

injury is ventricular septal defect (1). The most 

common cause of PCIs is gunshot wounds (FAIs) and stab 

wounds (SWs). Campbell et al. (5) reported that 1,128 of 

1,198 patients with PCIs (94%) died, only 70 (6%) were 

admitted to the hospital, while 35 of them died. Asensio 

et al. (6) also reported that 65% of a total of 105 patients 

with PCIs were FAIs and 35% were SWs. In addition, 71 

of these patients underwent emergency thoracotomy; 

however, 10 survived. In FAIs, the rate of survival was 

61%, while it was 33% in SWs. 

Location of the injury is closely related to mortality in 

heart injuries. Tyburs et al. (2) reported that the survival 

rate was 13% in multiple heart chambers or intrapericardial 

vascular injuries, while the survival rate was 51% in 

one heart chamber injury. The most common places of 

injury are the right ventricle, the left ventricle, the right 

atrium and left atrium. The mortality rate is low in the 

right ventricular injury. Cardiac tamponade which occurs 

in PCIs involving only the right ventricle may have a positive 

effect on survival by limiting bleeding. The survival 

rate of PCIs affecting the right side and left side of the 

heart is 79%, and 28%, respectively (7). Our case had 

hematoma in the pericardium in all operations. 

In heart injuries, symptoms may vary depending on the 

type of injury, transportation time to emergency room, the 

degree of laceration in myocardial, the presence of pericardial 

tamponade, associated organ injury, and the 

amount of lost blood (2). Penetrating injuries which affect 

the heart chambers may cause acute pericardial tamponade, 

hemothorax, and eventually death. In certain 

cases who were able to reach hospital and survive, it was 

seen that pericardium remained intact, preventing blood 

loss. However, acute cases depending on tamponade 

can be also seen (7). 

Medical history, physical examination, injury location, 

and clinical findings may be sufficient for the diagnosis. 

Heart injuries should be suspected in case of injuries 

which are in front of the chest, between the nipples, between 

the sternum jugular notch and upper abdomen (2). 

In precordial SWs, involuntary defecation is a symptom of 

cardiac injury and needs an urgent intervention (7). Chest 

radiography and computed tomography imaging are the 

most useful diagnostic methods. Echocardiography also 

provides detailed information about pericardium, atrium, 

ventricle, and valves (2). 

The preferred incisions in the treatment are median sternotomy 

and anterolateral thoracotomy. Median sternotomy 

is appropriate in hemodynamically stable cases 

with a SW in the front of the chest. The left anterolateral 

thoracotomy is often applied in the resuscitation patients 

(3,8). Our case underwent standard posterolateral thoracotomy. 

We detected a heart injury and we were able to 

view the incision in the atriocaval region through sternotomy, 

as there was a limited vision. It supported the 

superiority of median sternotomy in cardiac injury. 

Massive transfusion includes supplying transfusion which 

is equal to the amount of total blood volume, giving 

more than 10 units of total blood, and giving more than 

20 units of erythrocyte suspension within 24 hours. Although 

it helps saving lives, it may cause some metabolic 

side effects (metabolic acidosis, hyperkalemia, and hypocalcemia), 

hypothermia, dilution and pulmonary micro-embolization 

(4). However, we successfully performed 

massive transfusion to our case. We observed no complications. 

In conclusion, it should be considered that the heart may 

have multiple injuries with a single incision in case of PCIs. 

Sternotomy should be the primary surgical approach and 

massive transfusions should be conducted without hesitation, 

if necessary. 




Concept - M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Planning and 

Design - M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Supervision - 

M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Funding - M.Ç., S.K.; 

Materials - M.Ç., A.D., B.Ö.; Data Collection and/or 

Processing - M.Ç., A.D., M.N.K., S.K.; Analysis and/or 



Interpretation - M.Ç., A.D., M.N.K., B.Ö.; Literature Review 

- M.Ç., S.K.; Writing - M.Ç., A.D., B.Ö.; Critical 

Review - M.Ç., A.D., B.Ö. 


Fikir - M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Tasarım ve Dizayn 

- M.Ç., M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Denetleme - M.Ç., 

M.N.K., A.D., B.Ö., S.K.; Kaynaklar - M.Ç., S.K.; Malzemeler 

- M.Ç., A.D., B.Ö.; Veri Toplama ve/veya İşleme 

- M.Ç., A.D., M.N.K., S.K.; Analiz ve/veya Yorum - M.Ç., 

A.D., M.N.K., B.Ö.; Literatür Taraması - M.Ç., S.K.; 

Yazıyı Yazan - M.Ç., A.D., B.Ö.; Eleştirel İnceleme - M.Ç., 

A.D., B.Ö. 

REFERENCES 

1. Mollberg NM, Tabachnik D, Farjah F, Lin FJ, Vafa A, 

Abdelhady K, et al. Utilization of cardiothoracic surgeons 

for operative penetrating thoracic trauma and its impact 

on clinical outcomes. Ann Thorac Surg 2013; 96:445- 


2. Tyburski JG, Astra L, Wilson RF, Dente C, Steffes C. Factors 

affecting prognosis with penetrating wounds of the 

heart. J Trauma 2000; 48: 587-90. [CrossRef] 

3. Seamon MJ, Haut ER, Van Arendonk K, Barbosa RR, 

Chiu WC, Dente CJ, et al. An evidence-based approach 

to patient selection for emergency department thoracotomy: 

A practice management guideline from the Eastern 

Association for the Surgery of Trauma. J Trauma Acute 

Care Surg 2015; 79:159-73. [CrossRef] 

4. Kino S, Suwabe A. Team approaches to critical bleeding 

(massive bleeding and transfusion) - chairmen's introductory 

remarks. Questionnaire survey on current status of 

hospital clinical laboratories evaluating critical hemorrhage. 

Rinsho Byori 2014; 62:1268-74. 

5. Campbell NC, Thomson SR, Muckart DJ, Meumann CM, 

Van Middelkoop I, Botha JB. Review of 1198 cases of 

penetrating cardiac trauma. Br J Surg 1997; 84:1737- 


6. Asensio JA, Berne JD, Demetriades D, Chan L, Murray J, 

Falabella A, et al. One hundred five penetrating cardiac 

injuries: a 2-year prospective evaluation. J Trauma 1998; 

44:1073-82. [CrossRef] 

7. Tokur M, Ergin M, Kurkcuoglu C. Penetrating heart injuries 

and common difficulties encountered during emergency 

surgery. J Curr Surg 2012; 2:89-95. [CrossRef] 

8. Chang WY, Hsu JY, Chang YP, Chao CS, Chang K. The 

successful management of a penetrating cardiac injury in 

a regional hospital: a case report. J Emerg Crit Care 

Med 2008; 19: 160-5. 




OLGU SUNUMU 

CASE REPORT 

Obstrüktif Uyku Apne Sendromunun Neden 

Olduğu Sinüs Ven Trombozu Olgusu 

A Case of Sinus Venous Thrombosis Caused by Obstructive Sleep Apnea 

Syndrome 

Handan İnönü Köseoğlu 1 , Betül Çevik 2 , Erkan Gökçe 3 , Harun Soyalıç 4 , Semiha Gülsüm Kurt 2 

Özet 

Obstrüktif uyku apne sendromu (OSAS) serebrovasküler 

sistemle ilişkili birçok komplikasyona yol açabilmektedir. 

Hipoksi, inflamasyon, oksidatif stres ve 

hiperkoagülabilite, serebrovasküler patolojinin gelişiminde 

rol oynayan patofizyolojik mekanizmalardır. 

Bu yazıda sinüs ven trombozu ile seyreden ve pozitif 

havayolu basıncı tedavisi ile semptomlarında düzelme 

izlenen 31 yaşında bir OSAS olgusu sunulmuştur. 

Anahtar Sözcükler: Obstrüktif uyku apne sendromu, 

sinüs ven trombozu, hipoksemi, pozitif havayolu basınç 

tedavisi 

Abstract 

Obstructive sleep apnea syndrome (OSAS) can lead 

to many complications associated with cerebrovascular 

system. Pathophysiological mechanisms in the 

development of cerebrovascular pathology include 

hypoxia, inflammation, oxidative stress and hypercoagulability. 

Herein, we report a 31-year-old patient 

with OSAS which was associated with sinus venous 

thrombosis whose symptoms improved with positive 

airway pressure therapy. 

Key words: Obstructive sleep apnea syndrome, sinus 

venous thrombosis, hypoxemia, positive airway pressure 

therapy. 

Serebral ven trombozu kalıtsal veya kazanılmış 

hiperkoagülabilite durumları, hematolojik bozukluklar, 

enfeksiyonlar, gebelik, oral kontraseptif 

kullanımı, mekanik faktörler, travma gibi birçok 

nedene bağlı gelişebilmektedir (1). Olguların yaklaşık 

%10-40’da herhangi bir neden bulunamaz 

(2). Obstrüktif uyku apne sendromu (obstructive 

sleep apnea syndrome, OSAS), uykuda tekrarlayan 

üst solunum yolu obstrüksiyonları ve bunlara eşlik 

eden hipoksemi epizodları ile karakterize, sistemik 

etkileri olan bir patolojidir (3). Gece uykuda 

meydana gelen apne-hipopnelerin neden olduğu 

kronik intermitan hipoksi ve buna sekonder gelişen 

oksidatif stres, proinflamatuar sitokinlerin üretiminde 

artışa yol açarak, sistemik inflamatuvar yanıtın 

gelişmesiyle sonuçlanır. Kronik inflamasyon, ateroskleroz 

ve hiperkoagülabilite gelişimi için önemli 

bir uyarandır. OSAS’da hiperkoagülabiliteye yol 

açan bir diğer mekanizma, kronik hipoksi ve oksidatif 

stresin yarattığı endotel disfonksiyonudur. 

Solunumsal olaylara bağlı gelişen sempatik aktivasyon 

ve katekolamin deşarjının yanı sıra, 

1 Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları 

Anabilim Dalı, Tokat 

2 Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Nöroloji Anabilim Dalı, 

Tokat 

3 Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Radyoloji Anabilim 

Dalı, Tokat 

4 Ahi Evran Üniversitesi Eğitim ve Araştırma Hastanesi, Kulak Burun 

Boğaz Anabilim Dalı, Kırşehir 


1 Department of Pulmonary Diseases, Gaziosmanpasa University 

Faculty of Medicine, Tokat, Turkey 

2 Department of Neurology, Gaziosmanpasa University Faculty 

of Medicine, Tokat, Turkey 

3 Department of Radiology, Gaziosmanpasa University Faculty 

of Medicine, Tokat, Turkey 

4 Department of Otorhinolaryngology, Ahi Evran University 

Faculty of Medicine, Kırşehir, Turkey 

İletişim (Correspondence): Handan İnönü Köseoğlu, Gaziosmanpaşa Üniversitesi Tıp Fakültesi, Göğüs Hastalıkları 

Anabilim Dalı, Tokat 

e-mail: handaninonu@gmail.com 

68


hipoksiye bağlı eritropoetin üretiminde artış ve polistemi 

OSAS’da hiperkoagülabiliteye eğilimi artırır (4). Bu yazıda 

sinüs ven trombozu nedeni olarak, altta yatan tek risk 

faktörü OSAS olan bir olgu sunulmuştur. 

OLGU 

On beş gün önce burun tıkanıklığı nedeniyle septoplasti 

operasyon geçiren 31 yaşında erkek hasta, ani başlangıçlı 

şiddetli baş ağrısı, bulantı, kusma şikâyetleriyle acil 

servise başvurdu. Başvuru anında kan basıncı normaldi, 

ateşi yoktu. Ek hastalık, alkol-sigara kullanım öyküsü ve 

soy geçmişinde özellik yoktu. Nörolojik muayene ve diğer 

sistemlerin muayenesinde patolojik bulguya rastlanmadı. 

İntrakraniyal patolojiyi dışlamak için çekilen kranial tomografi 

(Şekil 1) ve kontrastlı MR-venografi (Şekil 2) incelemesinde 

sağ sigmoid, transvers, sol transvers ve superior 

sagittal sinüslerde akut süreçte trombüsler görüldü. 

Hasta Nöroloji kliniği tarafından yatırılarak antikoagülan 

tedavi başlandı. Rutin tetkiklerde polisitemi (RBC: 

6.45x106 μL, Hb: 17.5 g/dl, Htc: %51.70, Plt: 222600) 

mevcuttu. Biyokimyasal inceleme normaldi. Hastanın 

takiplerinde kan kültürlerinde üreme olmaması, ateşinin 

görülmemesi ve radyolojik incelemede burundan gelen 

venöz akımın drene olduğu kavernöz sinüste trombüs 

olmaması üzerine septik tromboz ekarte edildi. Trombüs 

etyolojisinde sorumlu olduğu bilinen faktörlerin (protein C, 

S, antitrombin III, ANA, Anti dsDNA, antikardiolipin antikor, 

Faktör V Leiden, protrombin ve MTHFR gen mutasyon 

analizi) düzeyleri normal sonuçlandı. Behçet vb. sistemik 

inflamatuvar bir hastalık ve polistemiye yol açabilecek 

herhangi bir hematolojik patoloji saptanmadı. Obez 

görünümde, kısa boyun yapısına sahip olan hasta fenotipik 

özellikleri nedeniyle OSAS açısından tarafımıza konsülte 

edildi. Horlama, tanıklı apne ve gündüz aşırı uyku 

hali yakınmaları mevcuttu. Beden kitle indeksi (BKİ): 33,9, 

Epworth Uykululuk Skoru: 14 tespit edildi. Polisomnografi 

(PSG) incelemesinde apne hipopne indeksi (AHİ): 51,5 

tespit edilerek ‘‘Ağır Dereceli OSAS’’ tanısı konuldu. Üst 

solunum yolu endoskopik incelemesinde herhangi bir 

patoloji tespit edilmeyen hastaya pozitif havayolu basınç 

(PAP) tedavisi planlanarak, etkin basıncın belirlenmesi 

amacıyla titrasyon yapıldı. PAP tedavisi ile solunumsal 

olayların tamamı elimine edildi, 9 cmH 2O basınçta CPAP 

cihazı reçete edildi. Olgunun PSG ve titrasyon gecesine 

ait uyku verileri Tablo 1’de belirtilmiştir. 

Şekil 1 A ve B: Aksiyel kontrastsız BT kesitlerinde sağ yarıda daha 

belirgin dural venöz sinüslerde ve tentoriyal venlerde trombüsü telkin 

eden dolgunluk ve dansite artımı (oklar). 

Şekil 2A ve B: A) Aksiyel planda kontrastlı 3 boyutlu SPGR MRG (kontrastlı 

MR-venografi) sekansında sağ sigmoid ve transvers sinüs ile sol 

transvers sinüs proksimal kesiminde lümende dolum defektine neden 

olan beyin parankimine yakın intensitede trombüs (oklar) B) Sagittal 

planda kontrastlı 3 boyutlu SPGR MRG (kontrastlı MR-venografi) sekansında 

süperior sagittal sinüs proksimal kesiminde lümende dolum defektine 

neden olan beyin parankimine yakın intensitede trombüs (oklar). 

TARTIŞMA 

OSAS, serebrovasküler ve kardiyovasküler komplikasyonları 

nedeniyle mortalite ve morbiditeye yol açabilen 

önemli bir patolojidir. Oksidatif streste artış, inflamasyon, 

endotel disfonksiyonu, sempatik hiperaktivite ve hiperkoagülabilite 

kardiyovasküler patolojilerin gelişimine katkıda 

bulunur (5). OSAS’a bağlı gelişen serebrovasküler hastalıklar 

da kardiyovasküler sistemin etkilenmesiyle orantılıdır. 

Aritmi, kan basıncı yüksekliği, perfüzyon bozukluğu ve 

trombüs oluşumu, serebrovasküler hadiselerin gelişiminde 

önemli nedenlerdir. OSAS’da kan viskozitesinde, trombosit 

sayı ve aktivitesinde artış ve pıhtılaşma bozuklukları ile 

protrombotik bir eğilim olduğu birçok çalışmada gösterilmiştir 

(6-8). Benzer patofizyolojik mekanizmalarla; 

OSAS’da venöz tromboemboli ve pulmoner tromboemboli 

gelişme riski de artmıştır (9-11). Olgumuzda, sinüs 

ven trombozu nedeni olarak OSAS dışında başka bir 

patoloji tespit edilmemiştir. Literatürde benzer klinik tablo 

ile seyreden yalnızca bir olguya rastlanmıştır (12). Bu 

nedenledir ki; venöz trombüs öyküsü olanlarda etyoloji 

araştırılırken OSAS açısından da değerlendirme yapılmalıdır. 

Altta yatan OSAS’ın tanısı ve etkin tedavisi, gelişebilecek 

birçok hayati komplikasyonun engellenmesi açısın- 


Obstrüktif Uyku Apne Sendromunun Neden Olduğu Sinüs Ven Trombozu Olgusu | İnönü Köseoğlu ve ark. 

dan önem arz eder. Literatürde CPAP tedavisinin, trombosit 

aktivasyonu, pıhtılaşma faktörleri ve vasküler fonksiyonlar 

üzerindeki olumlu etkilerini gösteren çalışmalar 

mevcuttur (13-16). Olgumuzda antikoagülan tedavi altı 

ay sonra kesilmiştir. Bir yıldır CPAP tedavisi kullanan hasta 

halen tedavisine devam etmektedir ve CPAP kullanım 

süresince nörolojik açıdan herhangi bir şikâyeti olmamıştır. 

Tablo 1: Polisomnografi ve titrasyon gecesinde elde edilen uyku verileri. 

Polisomnografi Titrasyon 

Toplam uyku süresi (dakika) 375 416 

Uyku etkinliği (%) 88.4 88.7 

REM (dakika)* 

(%) 

Evre 1 (dakika)* 

(%) 


(%) 


(%) 

49.5 

13.2 

45 

12 

189 

50.4 

91.5 

24.4 

89 

21.4 

38 

9.1 

184.5 

44.4 

104.5 

25.1 

AHİ 51.5 0 

AHİREM 30.3 0 

AHİNREM 54.7 0 

AHİSUPİN 70 0 

AHİYAN 31.7 0 

ARİ 48 0.9 

Uyanıklık O 2 saturasyonu 95 96 

Ortalama O 2 saturasyonu 93 96 

Minimum O 2 saturasyonu 76 91 

ODİ 54 1.7 

Desaturasyon % 9.8 0 

En uzun apne süresi 47.5 0 

*Uyku evreleri toplam uyku zamanının yüzdesi ve dakika olarak 

verildi, REM: Rapid Eye Movement AHİ: Apne-Hipopne İndeksi, 

ARİ: arousal indeksi, ODİ: oksijen desaturasyon indeksi, Desaturasyon 

%: oksijen saturasyonunun %90’ın altında geçtiği uyku 

zaman dilimi 




Fikir - H.İ.K., B.Ç., E.G., H.S., S.G.K.; Tasarım ve Dizayn 

- H.İ.K., B.Ç., E.G., H.S., S.G.K.; Denetleme - H.İ.K., 

B.Ç., E.G., H.S., S.G.K.; Kaynaklar - H.İ.K., B.Ç., H.S.; 

Malzemeler - H.İ.K., B.Ç.; Veri Toplama ve/veya İşleme - 

H.İ.K., B.Ç.; Analiz ve/veya Yorum - H.İ.K., B.Ç.; Literatür 

Taraması - P.M., A.K., S.G.K.; Yazıyı Yazan - H.İ.K., B.Ç., 

E.G.; Eleştirel İnceleme - H.İ.K., B.Ç. 

KAYNAKLAR 

1. Akkuş DE, Güllüoğlu H, Oran İ. Serebral venöz tromboz: 

Dural arteriyovenöz malformasyona bağlı bir serebral venöz 

tromboz olgusu nedeniyle gözden geçirme. 

New/Yeni Symposium Journal 2008; 46:170-83. 

2. Stam J. Thrombosis of cerebral veins and sinuses. N Engl 

J Med 2005; 352:1791-8. [CrossRef] 

3. Köktürk O. Obstrüktif uyku apne sendromu sonuçları. 

Tüberküloz ve Toraks Dergisi 2000; 48:273-89. 

4. Toraldo DM, De Benedetto M, Scoditti E, De Nuccio F. 

Obstructive sleep apnea syndrome: coagulation anomalies 

and treatment with continuous positive airway pressure. 

Sleep Breath 2016; 20:457–65. [CrossRef] 

5. Zamarrón C, Valdés Cuadrado L, Alvarez-Sala R. Pathophysiologic 

mechanisms of cardiovascular disease in 

obstructive sleep apnea syndrome. Pulm Med 2013; 

2013:521087. [CrossRef] 

6. Toraldo DM, Peverini F, De Benedetto M, De Nuccio F. 

Obstructive sleep apnea syndrome: blood viscosity, 

blood coagulation abnormalities, and early atherosclerosis. 

Lung 2013; 191:1-7. [CrossRef] 

7. von Känel R, Dimsdale JE. Hemostatic alterations in patients 

with obstructive sleep apnea and the implications for 

cardiovascular disease. Chest 2003; 124:1956–67. 

[CrossRef] 

8. Özmen Süner K. Obstrüktif uyku apne sendromu pulmoner 

tromboemboli için bir risk faktörü müdür? (Tez). Düzce: 

Düzce Üniversitesi Tıp Fakültesi Göğüs Hastalıkları 

Anabilim Dalı, 2011. 

9. Alonso-Fernández A, García Suquia A, de la Peña M, 

Casitas R, Pierola J, Barceló A, et al. OSA is a risk factor 

for recurrent VTE. Chest 2016; 150:1291-1301. 

[CrossRef] 

10. Lippi G, Mattiuzzi C, Franchini M. Sleep apnea and venous 

thromboembolism. A systematic review. Thromb 

Haemost 2015; 114:958-63. [CrossRef] 

11. Epstein MD, Segal LN, Ibrahim SM, Friedman N, Bustami 

R. Snoring and the risk of obstructive sleep apnea in patients 

with pulmonary embolism. Sleep 2010; 33:1069– 

74. 

12. Kondo N, Ito Y, Kawai M, Suzuki J, Tsuji H, Nishida S, et 

al. Obstructive sleep apnea syndrome (OSAS) presenting 

as cerebral venous thrombosis. Inter Med 2009; 

48:1837-40. [CrossRef] 



13. Robinson GV, Pepperell JC, Segal HC, Davies RJ, Stradling 

JR. Circulating cardiovascular risk factors in obstructive 

sleep apnoea: data from randomised controlled trials. 

Thorax 2004; 59:777–82. [CrossRef] 

14. Hui DS, Ko FW, Fok JP, Chan MC, Li TS, Tomlinson B, et 

al. The effects of nasal continuous positive airway pressure 

on platelet activation in obstructive sleep apnea syndrome. 

Chest 2004; 125:1768–75. [CrossRef] 

15. El Solh AA, Akinnusi ME, Berim IG, Peter AM, Paasch LL, 

Szarpa KR. Hemostatic implications of endothelial cell 

apoptosis in obstructive sleep apnea. Sleep Breath 2008; 

12:331–7. [CrossRef] 

16. Cross MD, Mills NL, Al-Abri M, Riha R, Vennelle M, 

Mackay TW, et al. Continuous positive airway pressure 

improves vascular function in obstructive sleep apnoea/ 

hypopnoea syndrome: a randomised controlled trial. 

Thorax 2008; 63:578–83. [CrossRef] 




LETTER TO EDITOR 

EDİTÖRE MEKTUP 

Relation of Floppy Eyelid Syndrome with 

Obstructive Sleep Apnea 

Gevşek Gözkapağı Sendromu ile Obstrüktif Uyku Apnesi İlişkisi 

To The Editor, 

A 76-year-old man was referred to the department 

of chest diseases due to floppy eyelid syndrome 

(FES) by an ophthalmologist (Figure 1A). The patient 

had snoring and daytime fatigue without any 

comorbidity. His physical examination revealed 

Class 2 Mallampati with an Epworth scale score of 

8. His body mass index was 30.1 kg/m 2 and the 

patient underwent the polysomnography test (Figure 

1B). The apnea-hypopnea index (AHI) was 

33.8/h throughout the nighttime. The patient was 

diagnosed with severe obstructive sleep apnea 

syndrome (OSAS) and his symptoms improved with 

automatic continuous positive airway pressure 

(CPAP) treatment at 9 cmH 2O pressure. 

Figure 1a and b: A 76-year-old men with floppy eyelid syndrome 

(a), the hypnogram of the case (b) 

Floppy eyelid syndrome is a clinical entity which has 

already been extensively investigated in terms of 

clinical characteristics, local and systemic associations, 

and treatment since its first description (1). 

Recent studies have suggested a relationship between 

OSAS and FES (2). The prevalence of OSAS 

in patients with FES has been reported to range from 

96% to 100% in two retrospective case series performed 

by McNab (3,4). These studies evaluating 

the prevalence of FES in patients with OSAS demonstrated 

a relatively low prevalence, ranging from 

4.5% to 5.0% (3,5). Also, Acar et al. (6) reported 

high rates and stages of FES in patients with advanced 

AHI scores in 280 patients in a sleep clinic, 

and explained the mechanism of tissue mechanic by 

hypoxemia. 

In general, patients with FES presents with nonspecific 

irritation, foreign body sensation, mucous 

discharge, dryness, redness, photosensitivity, eyelid 

swelling, and vision impairment (7). Although it has 

not been clearly understood yet, it has been reported 

to be associated with some systemic and ophthalmic 

diseases such as obesity, OSAS, ischemic 

heart disease, skin disorders, connective tissue disorders, 

corneal and eyelids abnormalities, glaucoma, 

and hypertension (8). A genetically predisposition, 

such as genetic abnormalities in collagen, elastin, or 

both, associated with age and sleeping patterns, 

have been also postulated. Connective tissue disorder 

may explain the coexistence of FES and OSAS. 

Redundancy of tissue in the tarsal plate of lateral 

canthal tendons may contribute to the development 

of FES. Similarly, the excess of oropharyngeal tissues 

results in the upper airway obstruction during sleeping 

in particular (9). 

Irrespective of the underlying mechanism of the 

disease pathogenesis, the main characteristic of the 

OSAS remains the increased laxity of the eyelid, and 

the evaluation can be useful in terms of early diagnosis 

as in our case. Many OSAS cases are not 

72


diagnosed in time, and a full ophthalmologic assessment 

consisting of a careful lid laxity evaluation 

can contribute to the early diagnosis. 

Ahmet Cemal Pazarlı 1 , Yusuf Güneş 2 , 

Mehmet Akif Abakay 3 

1 Department of Chest Diseases, Elbistan State Hospital, 

Kahramanmaraş, Turkey 

2 Department of Ophthalmology, Elbistan State Hospital, 


3 Department of Otorhinolaryngology, Elbistan State Hospital, 


Correspondence (İletişim): Ahmet Cemal Pazarlı, Department 

of Chest Diseases, Elbistan State Hospital, Kahramanmaraş, 

Turkey 

e-mail: cpazarli@hotmail.com 




Concept - A.C.P., Y.G., M.A.A.; Planning and Design 

- A.C.P., Y.G., M.A.A.; Supervision - M.A.A., 

A.C.P., Y.G.; Funding - A.C.P., Y.G., M.A.A.; Materials 

- Y.G.; Data Collection and/or Processing - 

A.C.P., M.A.A.; Analysis and/or Interpretation - 

A.C.P., M.A.A.; Literature Review - Y.G., M.A.A.; 

Writing - A.C.P.; Critical Review - A.C.P., M.A.A. 


Fikir - A.C.P., Y.G., M.A.A.; Tasarım ve Dizayn - 

A.C.P., Y.G., M.A.A.; Denetleme - M.A.A., A.C.P., 

Y.G.; Kaynaklar - A.C.P., Y.G., M.A.A.; Malzemeler 

- Y.G.; Veri Toplama ve/veya İşleme - A.C.P., 

M.A.A.; Analiz ve/veya Yorum - A.C.P., M.A.A.; 

Literatür Taraması - Y.G., M.A.A.; Yazıyı Yazan - 

A.C.P.; Eleştirel İnceleme - A.C.P., M.A.A. 

REFERENCES: 

1. Beis PG, Brozou CG, Gourgoulianis KI, Pastaka C, 

Chatzoulis DZ, Tsironi EE. The floppy eyelid syndrome: 

evaluating lid laxity and its correlation to sleep apnea 

syndrome and body mass index. ISRN Ophthalmol 

2012; 2012:650892. [CrossRef] 

2. Chambe J, Laib S, Hubbard J, Erhardt C, Ruppert E, 

Schroder C, et al. Floppy eyelid syndrome is associated 

with obstructive sleep apnoea: a prospective study 

on 127 patients. J Sleep Res 2012; 21,308-15. 

[CrossRef] 

3. McNab AA. Floppy eyelid syndrome and obstructive 

sleep apnea. Ophthal Plast Reconstr Surg 1997; 

13:98-114. [CrossRef] 

4. McNab AA. The eye and sleep. Clin Experiment 

Ophthalmol 2005; 33:117-25. [CrossRef] 

5. Karger RA, White WA, Park WC, Rosales AG, McLaren 

JW, Olson EJ, et al. Prevalence of floppy eyelid 

syndrome in obstructive sleep apnea-hypopnea syndrome. 

Ophthalmology 2006; 113:1669-74. 

[CrossRef] 

6. Acar M, Fırat H, Acar U, Ardıç S. Ocular surface 

assessment in patients with obstructive sleep apneahypopnea 

syndrome. Sleep Breath 2013; 17: 583-8. 

[CrossRef] 

7. Leibovitch I, Selva D. Floppy eyelid syndrome: clinical 

features and the association with obstructive sleep 

apnea. Sleep Med 2006; 7:117-22. [CrossRef] 

8. Miyamoto C, Espı́rito Santo LC, Roisman L, Moreno 

PAM, Cariello AJ, Osaki MH. Floppy eyelid syndrome: 

review. Arq Bras Oftalmol 2011; 74:64-6. 

9. Liu DT, Di Pascuale MA, Sawai J, Gao YY, Tseng SC. 

Tear film dynamics in floppy eyelid syndrome. Invest 

Ophthalmol Vis Sci 2005; 46:1188-94. [CrossRef] 


eISSN 2147-2475

Respircase Cilt: 6 - Sayı: 1 Yıl: 2017

You also want an ePaper? Increase the reach of your titles

Delete template?

Save as template?